同側(cè)上下頜骨單純性骨囊腫1 例報(bào)告及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

［摘 要］ 目的：分析同側(cè)上下頜骨單純性骨囊腫 （SBC） 患者的臨床表現(xiàn)、影像學(xué)特征、手術(shù)探查情況和病理學(xué)表現(xiàn)，以提高臨床醫(yī)生對(duì)該類疾病診斷和治療的認(rèn)識(shí)。方法：收集1例右側(cè)上下頜骨SBC患者的臨床資料、影像學(xué)特征、手術(shù)探查情況、病理學(xué)表現(xiàn)、臨床診斷和治療經(jīng)過，并結(jié)合相關(guān)文獻(xiàn)進(jìn)行復(fù)習(xí)。結(jié)果：患者，男性，11歲；曲面斷層檢查，發(fā)現(xiàn)右側(cè)上下頜骨內(nèi)邊界清楚的低密度影；無創(chuàng)傷史，就診前無自覺癥狀和面部不對(duì)稱；?？茩z查未見任何陽性體征；結(jié)合手術(shù)探查情況及病理學(xué)診斷確診為右側(cè)上下頜骨SBC；采用傳統(tǒng)刮治術(shù)治療，術(shù)后患者恢復(fù)良好，無明顯不適。術(shù)后6 個(gè)月隨訪，患者口內(nèi)創(chuàng)口愈合良好，無紅腫；錐形束計(jì)算機(jī)斷層掃描（CBCT） 影像檢查結(jié)果顯示骨腔變小，骨腔內(nèi)可見新生骨小梁，成骨情況良好，目前患者處于定期隨訪中。結(jié)論：同側(cè)上下頜骨SBC無特征性的臨床表現(xiàn)和影像學(xué)表現(xiàn)，極易與頜骨常見的疾病混淆。需結(jié)合影像學(xué)檢查、手術(shù)探查情況和病理學(xué)檢查最終確診。

［關(guān)鍵詞］ 創(chuàng)傷性骨囊腫； 單純性骨囊腫； 孤立性骨囊腫； 刮治術(shù)； 病例報(bào)告

［中圖分類號(hào)］ R782. 05 ［文獻(xiàn)標(biāo)志碼］ B

頜骨單純性骨囊腫（simple bone cyst， SBC）是發(fā)生于頜骨內(nèi)的良性病變。單純性骨囊腫常見于青少年四肢長骨中， 發(fā)生于頜骨中的SBC 較為少見， 上下頜骨內(nèi)多發(fā)的SBC 病例則更為罕見［1-4］。下頜SBC 多發(fā)生于后牙區(qū)， 也有少部分發(fā)生于顳下頜關(guān)節(jié)和下頜升支， 上頜SBC 多發(fā)生于上頜前部［5-10］。SBC 發(fā)病無性別差異，且在10～20 歲更易發(fā)生， SBC 患者常無臨床癥狀， 波及牙的牙髓活力測(cè)試正常，部分患者可并發(fā)面頰部腫脹、疼痛及牙痛［2， 11-12］。目前，關(guān)于同側(cè)上下頜發(fā)生SBC 的患者尚不多見。本文作者探討1 例SBC 患者的臨床資料、影像學(xué)特征、手術(shù)和治療方案及病理形態(tài)表現(xiàn)，結(jié)合相關(guān)文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，為臨床明確診斷該類疾病并選擇合適的治療方案提供參考。

1 臨床資料

1. 1 病例資料

患者，男性，11歲；2021年 8月因牙列不齊行正畸治療于本院正畸科就診，拍攝曲面斷層片檢查時(shí)發(fā)現(xiàn)右側(cè)上下頜骨內(nèi)有2 處類圓形低密度骨缺損，患者無不適癥狀?；颊叻裾J(rèn)牙痛及創(chuàng)傷史，無家族史；?？茩z查未見病變區(qū)的陽性體征；口內(nèi)14-17 和34-37 牙無齲壞、充填物、叩痛、松動(dòng)及移位。右側(cè)上頜和下頜未觸及骨質(zhì)膨隆，按壓無痛； 錐形束計(jì)算機(jī)斷層掃描（cone beamcomputed tomography，CBCT） 檢查結(jié)果顯示：右上頜骨前磨牙區(qū)可見類圓形高密度影，邊界清楚，無骨白線， 大小約為1. 8 cm×1. 2 cm， 14 和15 牙根位于病變內(nèi)， 病變累及13 腭側(cè)骨質(zhì)。右下頜磨牙區(qū)可見類圓形骨質(zhì)密度透光區(qū)，邊界清楚，大小約為2. 8 cm×2. 0 cm，46 牙根尖位于病變內(nèi)，45 和47 牙根尖距病變僅有薄層骨質(zhì)相隔或局部相通，病變累及右下頜神經(jīng)管（圖1）。

1. 2 治療方法

患者及其家屬均知情同意并簽署知情同意書，全麻下行上下頜骨囊腫摘除術(shù)；術(shù)中去除上頜骨病損區(qū)表面骨皮質(zhì)后，暴露骨創(chuàng)腔，無內(nèi)容物及囊壁，而且囊腔內(nèi)易出新鮮血（圖2）；壓迫止血后， 搔刮骨創(chuàng)腔， 僅有極少量的軟組織，留送病理活檢； 搔刮創(chuàng)腔周圍骨壁， 使新鮮血充滿骨創(chuàng)腔， 復(fù)位黏膜瓣， 嚴(yán)密關(guān)閉創(chuàng)口； 采用相同操作處置下頜骨處病損，將下頜骨創(chuàng)腔內(nèi)搔刮的極少量軟組織行病理活檢； 術(shù)后病理檢查結(jié)果顯示：光鏡下可見出血和滲出的纖維蛋白及少量骨組織（圖3）。病理診斷結(jié)果為右上下頜骨SBC。

1. 3 術(shù)后隨訪

患者術(shù)后康復(fù)良好，無不適或疼痛的癥狀。進(jìn)行手術(shù)后的6 個(gè)月內(nèi)進(jìn)行定期隨訪，口內(nèi)創(chuàng)口愈合良好，無紅腫。CBCT 影像檢查結(jié)果顯示骨腔變小，骨腔內(nèi)可見新生骨小梁，成骨情況良好，目前患者處于定期隨訪中（圖4）。

2 討 論

目前對(duì)于SBC 的定義仍在不斷完善， 1946 年提出的SBC 定義標(biāo)準(zhǔn)為一種單純的骨囊腫， 無內(nèi)襯上皮，含有液體，無軟組織，受骨壁限制，無感染跡象［13-14］。2017 年世界衛(wèi)生組織（World HealthOrganization，WHO） 將SBC 定義為缺乏上皮襯里或充滿漿液及血液的骨內(nèi)假性囊腫［15］。

SBC 無上皮襯覆的囊壁， 其骨腔內(nèi)中空或充滿漿液及血液， 有一薄層結(jié)締組織膜覆蓋于骨表面，僅在顯微鏡下可見［16-17］。目前，SBC 的病因和發(fā)病機(jī)制尚未完全闡明。在其發(fā)病機(jī)制的多種理論中有3 種理論占據(jù)主導(dǎo)地位：①骨生長異常；② 腫瘤退化過程； ③ 引發(fā)出血性創(chuàng)傷的特定因素［8］。多數(shù)學(xué)者［18］ 認(rèn)為SBC 發(fā)病與創(chuàng)傷有關(guān)。創(chuàng)傷理論認(rèn)為：創(chuàng)傷引起血栓或動(dòng)脈痙攣，引發(fā)局部缺血和無菌性壞死。研究［11］ 顯示：取囊腔面的骨組織進(jìn)行組織病理學(xué)檢查，可觀察到充血的毛細(xì)血管，并可見破骨細(xì)胞和發(fā)育不良的新骨形成。但由于大部分臨床報(bào)道的病例并無創(chuàng)傷史，因此僅提示創(chuàng)傷是SBC 的致病因素之一［19］。除外部創(chuàng)傷外，咬合創(chuàng)傷也可能是SBC 的致病因素。此外， 有學(xué)者［20-21］ 認(rèn)為： SBC 可能與骨內(nèi)血管畸形有關(guān)， 也可能與正畸治療有關(guān)。

大部分頜骨SBC 患者無特異性臨床表現(xiàn)， 也有部分SBC 患者并發(fā)纖維結(jié)構(gòu)不良和牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良等其他疾?。?2］。SBC 患者的X 線和CT 影像檢查結(jié)果顯示： 頜骨內(nèi)有邊界清楚的單房性透光影，少部分為多房性，無邊緣骨白線，多表現(xiàn)為圓形、卵圓形或不規(guī)則形， 在牙根間者表現(xiàn)為扇形［11］； 病變范圍大小不一， 病變范圍較大者骨皮質(zhì)受壓變薄，但無病理性骨折；受累牙根一般移位且無吸收， 硬骨板仍然存在［9］， SBC 的影像學(xué)表現(xiàn)與單囊性成釉細(xì)胞瘤、慢性根尖周炎、牙源性角化囊腫和中央型巨細(xì)胞肉芽腫等疾病的影像學(xué)表現(xiàn)極為相似，難以鑒別［17］。由于SBC 缺乏上皮襯里，骨腔內(nèi)壓力低，其液體成分被骨壁上的血管和淋巴管吸收，在低壓力環(huán)境下通過破骨細(xì)胞的作用使松質(zhì)骨被吸收，周圍缺乏礦物質(zhì)沉積，無法產(chǎn)生硬化邊緣， 故影像學(xué)檢查顯示未產(chǎn)生骨白線［23］。對(duì)于類似頜骨囊腫的影像學(xué)表現(xiàn)無邊緣骨白線的患者，臨床醫(yī)生應(yīng)注意其是否為SBC。對(duì)于疾病不能確診者， 可考慮行磁共振成像 （magnetic resonanceimaging， MRI） 檢查， 判斷骨腔內(nèi)容物性質(zhì)。由于SBC 患者病理資料較少，故對(duì)SBC 的診斷較為困難。術(shù)前可采用病理活檢，吸取部分骨腔內(nèi)容物進(jìn)行檢查，判斷內(nèi)容物的成分，與成釉細(xì)胞瘤和牙源性角化囊腫等頜骨腫物相鑒別， 以輔助疾病診斷［24-25］。SBC 組織病理學(xué)檢查［26］ 結(jié)果顯示：疏松結(jié)締組織覆蓋骨壁，其中包含充血的毛細(xì)血管和滲出的血細(xì)胞、血黃素及多核巨細(xì)胞，術(shù)后病理診斷仍然是確診SBC 的重要指標(biāo)。

由于SBC 較為罕見， 目前尚缺乏足夠的數(shù)據(jù)支持， 對(duì)SBC 的治療尚無公認(rèn)的金標(biāo)準(zhǔn)。臨床上常用的治療方法包括刮治術(shù)、開窗術(shù)和保守治療。本文作者認(rèn)為刮治術(shù)是目前值得推薦的治療方法。刮治術(shù)主要通過充分搔刮骨腔，刮除骨壁上可能附著的薄層結(jié)締組織， 并使骨腔內(nèi)出血和血凝塊機(jī)化，從而形成肉芽組織，在成骨細(xì)胞和破骨細(xì)胞的作用下逐漸成骨， 以達(dá)到骨再生修復(fù)骨腔的目的［27］。此外， 術(shù)前僅依靠影像學(xué)檢查、病史采集及?？茩z查很難將SBC 與其他類型頜骨囊腫鑒別，手術(shù)探查同時(shí)也可幫助確診疾病，避免誤診。有學(xué)者［10］ 認(rèn)為手術(shù)中應(yīng)進(jìn)行自體骨或異體骨移植。但SBC 好發(fā)于20 歲以下，患者的身體機(jī)能較好，無需進(jìn)行骨移植，術(shù)后定期復(fù)查觀察病變范圍，并行病變累及牙齒牙髓的電活力測(cè)試。關(guān)于SBC 的治療也可采用微創(chuàng)手術(shù)，利用內(nèi)窺鏡觀察病變骨腔內(nèi)情況，進(jìn)而明確診斷，但術(shù)中需要搔刮骨腔，出血機(jī)化成骨［28］。采用保守治療方式的SBC 患者，需嚴(yán)格遵醫(yī)囑，定期觀察，防止病變范圍擴(kuò)大形成病理性骨折［29］。對(duì)于病變范圍較大的SBC 患者，血凝塊形成無法修復(fù)整個(gè)骨腔， 可能使病變繼續(xù)存在，可先采用頜骨腫物開窗術(shù)，術(shù)后復(fù)查確定病變的大小， 決定是否需要二期手術(shù)［28］。存在硬骨板缺失、扇形邊緣、結(jié)節(jié)狀骨質(zhì)擴(kuò)張和多個(gè)骨腔的SBC 患者術(shù)后復(fù)發(fā)的可能性較高，應(yīng)注意隨訪［30］。該患者采用骨開窗后刮治術(shù)，使新鮮血充滿骨創(chuàng)腔中，有助于機(jī)化成骨，術(shù)后恢復(fù)良好，無復(fù)發(fā)及其他并發(fā)癥。SBC 預(yù)后良好， 復(fù)發(fā)率較低， 對(duì)于其預(yù)后可借助影像學(xué)資料預(yù)測(cè)患者術(shù)后復(fù)發(fā)情況［10］。

本文作者報(bào)道了1 例同時(shí)發(fā)生于同側(cè)上下頜骨的SBC 患者， 較為罕見。SBC 無特征性的臨床和影像學(xué)表現(xiàn)，極易與頜骨常見疾病混淆，若密度減低區(qū)無邊緣骨白線， 應(yīng)注意是否為頜骨SBC。治療方式可首選刮治術(shù)，利用血凝塊機(jī)化成骨，患者預(yù)后良好且復(fù)發(fā)率低。

利益沖突聲明：所有作者聲明不存在利益沖突。

作者貢獻(xiàn)聲明：闞少寧負(fù)責(zé)選題、圖像數(shù)據(jù)處理和文章撰寫，吳涵負(fù)責(zé)圖像處理，李雙季負(fù)責(zé)選題，向鏡成和李裕洋負(fù)責(zé)術(shù)后隨訪，劉煒煒和金麗鷗負(fù)責(zé)選題、文章修改及審閱。

[參考文獻(xiàn)]

［1］ ZHAO J G， WANG J， HUANG W J， et al.Interventions for treating simple bone cysts in the longbones of children［J］. Cochrane Database Syst Rev，2017， 2（2）： CD010847.

［2］ BINDRA S， JADAUN G， JOIS H S， et al. Traumaticbone cyst of mandible： a case report of rare entity andreview of literature［J］.Contemp Clin Dent，2019，10（1）：3-8.

［3］ AN S Y， LEE J S， BENAVIDES E， et al. Multiplesimple bone cysts of the jaws： review of the literatureand report of three cases［J］. Oral Surg Oral Med OralPathol Oral Radiol， 2014， 117（6）： e458-e469.

［4］ MATHEW R， OMAMI G， GIANOLI D， et al.Unusual cone-beam computerized tomographypresentation of traumatic （simple） bone cyst： case reportand radiographic analysis［J］. Oral Surg Oral Med OralPathol Oral Radiol， 2012， 113（3）： 410-413.

［5］ LIMA L B， DE FREITAS FILHO S A， BARBOSADE PAULO L F， et al. Simple bone cyst： description of60 cases seen at a Brazilian School of Dentistry andreview of international literature［J］. Med Oral PatolOral Cir Bucal， 2020， 25（5）： e616-e625.

［6］ PATIL S P， SODHI S J， MISHRA S S， et al. Solitarybone cyst of posterior maxilla： a rare presentation［J］.Contemp Clin Dent， 2019， 10（1）： 166-169.

［7］ WARNER B F，LUNA M A，ROBERT NEWLAND T.Temporomandibular joint neoplasms andpseudotumors［J］.Adv Anat Pathol，2000，7（6）：365-381.

［8］ HARNET J C，LOMBARDI T，KLEWANSKY P，et al.Solitary bone cyst of the jaws： a review of theetiopathogenic hypotheses［J］. J Oral Maxillofac Surg，2008， 66（11）： 2345-2348.

［9］ XANTHINAKI A A，CHOUPIS K I，TOSIOS K，et al.Traumatic bone cyst of the mandible of possibleiatrogenic origin： a case report and brief review of theliterature［J］. Head Face Med， 2006， 2： 40.

［10］YOU M S， KIM D Y， AHN K M. Surgicalmanagement of idiopathic bone cavity： case series ofconsecutive 27 patients ［J］. J Korean Assoc OralMaxillofac Surg， 2017， 43（2）： 94-99.

［11］CORTELL-BALLESTER I， FIGUEIREDO R，BERINI-AYTéS L， et al. Traumatic bone cyst： aretrospective study of 21 cases［J］. Med Oral Patol OralCir Bucal， 2009， 14（5）： E239-E243.

［12］KRETZSCHMAR D P， POSTMA G N， INMAN J L.Intraoral endoscopic enucleation of a central mandibularcondylar lesion［J］. J Oral Maxillofac Surg，2005，63（6）：865-869.

［13］FORDYCE G L. Haemorrhagic cysts of themandible［J］. Br J Oral Surg， 1964， 2： 80-85.

［14］DAMANTE J H， DA S GUERRA E N， FERREIRAJR O. Spontaneous resolution of simple bone cysts［J］.Dentomaxillofac Radiol， 2002， 31（3）： 182-186.

［15］USHA G，MUDDAPPA S C，VENKITACHALAM R，et al. Variations in root canal morphology of permanentincisors and canines among Asian population：a systematic review and meta-analysis［J］. J Oral Biosci，2021， 63（4）： 337-350.

［16］CHOI S Y， BOBOEVA O， HAM J Y， et al. Analysisof the fluid contents of simple bone cyst in themandible［J］. Sci Rep， 2022， 12（1）： 10083.

［17］RODRIGUES C D， ESTRELA C. Traumatic bonecyst suggestive of large apical periodontitis［J］. J Endod，2008， 34（4）： 484-489.

［18］MORTAZAVI H， BAHARVAND M， SAFI Y.Scalloped border as a possible diagnostic aid fordifferentiating jaw lesions： a pictorial essay［J］. ImagingSci Dent， 2022， 52（3）： 309-317.

［19］JIANG X D， LUO G， WANG X H， et al. Simple bonecyst of the jaw： a retrospective study of 11 cases［J］.West China J Stomatol， 2016， 34（3）： 272-276.

［20］HOMEM DE CARVALHO A L， CARRARD V C，MARTINS M D， et al. Simple bone cyst： report ofcases and proposal for a minimal surgical intervention［J］.Int J Pediatr Otorhinolaryngol，2010，74（12）：1449-1451.

［21］VELEZ I， SIEGEL M A， MINTZ S M， et al. Therelationship between idiopathic bone cavity andorthodontic tooth movement： analysis of 44 cases［J］.Dentomaxillofac Radiol， 2010， 39（3）： 162-166.

［22］CHADWICK J W， ALSUFYANI N A， LAM E W.Clinical and radiographic features of solitary and cementoosseousdysplasia-associated simple bone cysts ［J］.Dentomaxillofac Radiol， 2011， 40（4）： 230-235.

［23］JúNIOR O F， DAMANTE J H， LAURIS J R P.Simple bone cyst versus odontogenic keratocyst：differential diagnosis by digitized panoramicradiography［J］. Dentomaxillofac Radiol， 2004， 33（6）：373-378.

［24］RIVERO E R C， DALTOé F P， MELLO F W， et al.Aspiration and cytological evaluation of idiopathic bonecavities of the jaw［J］.Tissue Cell，2017，49（3）： 435-439.

［25］JOY E T，RAGHUPATHY L P，SHERUBIN J E，et al.A rare presentation of a simple bone cyst［J］. J PharmBioallied Sci， 2015， 7（Suppl 2）： S823-S826.

［26］PANNEERSELVAM E， PANNEERSELVAM K，CHANRASHEKAR S S. Solitary bone cysts-a rareoccurrence with bilaterally symmetrical presentation［J］.J Oral Maxillofac Pathol， 2014， 18（3）： 481.

［27］MADIRAJU G，YALLAMRAJU S，RAJENDRAN V，et al. Solitary bone cyst of the mandible： a case reportand brief review of literature［J］. BMJ Case Rep， 2014，2014： bcr2013200945.

［28］MATSUDA S， YOSHIMURA H， SANO K. Afloating inferior alveolar neurovascular bundle in a simplebone cyst：a case report［J］.Exp Ther Med，2019，17（6）：4677-4680.

［29］CHRCANOVIC B R， GOMEZ R S. Idiopathic bonecavity of the jaws： an updated analysis of the casesreported in the literature［J］. Int J Oral Maxillofac Surg，2019， 48（7）： 886-894.

［30］SUEI Y， TAGUCHI A， NAGASAKI T， et al.Radiographic findings and prognosis of simple bone cystsof the jaws［J］. Dentomaxillofac Radiol， 2010， 39（2）：65-71.

[基金項(xiàng)目] 吉林省科技廳科技發(fā)展計(jì)劃項(xiàng)目（20200801077GH）；吉林省財(cái)政廳科技項(xiàng)目（JCSZ2019378-8）