編織樣冠狀動(dòng)脈的法醫(yī)病理學(xué)研究進(jìn)展

doi：10.12102/j.issn.1672-1349.2025.14.014

Research Progress in Forensic Pathology Woven Coronary Arteries

DING Haiyuan，DUYu，JIANG Jinfang，ZHENG Lina

Corresponding Author DU Yu，E-mail：1160740587@ qq.com

KeywordsWovencoronaryartery;abnormal coronaryarteries;coronaryartery; forensic pathology; review

編織樣冠狀動(dòng)脈是一種罕見的先天性心外膜冠狀動(dòng)脈異常，指心外膜冠狀動(dòng)脈的某節(jié)段被分為多條細(xì)分支，之后這些分支在遠(yuǎn)端再次匯合成一條正常的冠狀動(dòng)脈[1]。編織樣冠狀動(dòng)脈是由美國的Sane和Vidaillet于1988年首次描述，是在1例女性風(fēng)濕性心臟病和心臟瓣膜病病人的冠狀動(dòng)脈造影檢查時(shí)發(fā)現(xiàn)，病人的右冠狀動(dòng)脈近端呈典型的編織頭發(fā)樣外觀，并將其描述為\"數(shù)字8\"征[1]。編織樣冠狀動(dòng)脈通常認(rèn)為是一種良性解剖變異[2-12]，多在冠狀動(dòng)脈造影中偶然發(fā)現(xiàn)。相關(guān)研究顯示，編織樣冠狀動(dòng)脈與急性冠脈綜合征[8]、冠狀動(dòng)脈血栓[13]、心肌梗死[14]和心源性猝死[15]等心臟不良事件相關(guān)。通過梳理近年來國內(nèi)外有關(guān)編織樣冠狀動(dòng)脈的文獻(xiàn)，系統(tǒng)綜述編織樣冠狀動(dòng)脈的流行病學(xué)特點(diǎn)、臨床表現(xiàn)、解剖學(xué)和組織病理學(xué)特點(diǎn)及其常見的誘因和危險(xiǎn)因素，以期為法醫(yī)病理學(xué)的研究和法醫(yī)工作者的檢案提供參考。

1流行病學(xué)資料

編織樣冠狀動(dòng)脈的發(fā)生率存在顯著的性別和年齡差異。基于11例編織樣冠狀動(dòng)脈的相關(guān)研究表明，編織樣冠狀動(dòng)脈發(fā)病男女比例為2：1，年齡 （49.1±17.4） ）歲（年齡9個(gè)月至62歲）[7]。對(duì)22例編織樣冠狀動(dòng)脈成年病人的研究顯示，發(fā)生編織樣冠狀動(dòng)脈的男女比例為10：1，年齡 39-78（54.5±9.8） 歲[15]。2022年，沙特阿拉伯的Bamousa等[1]對(duì)37個(gè)編織樣冠狀動(dòng)脈的案例進(jìn)行了分析，發(fā)生編織樣冠狀動(dòng)脈的男女比例為17.5：1，排除1例9個(gè)月的川崎病嬰兒后，編織樣冠狀動(dòng)脈發(fā)生的年齡 （53.2±12.4） 歲。上述研究均表明，成年男性是編織樣冠狀動(dòng)脈的主要發(fā)病人群[15-18]。

國內(nèi)外關(guān)于編織樣冠狀動(dòng)脈病因的研究處于理論階段，主要包括3種病因?qū)W理論。第1種觀點(diǎn)，編織樣冠狀動(dòng)脈是先天性異常。1988年，Sane等1首次報(bào)道編織樣冠狀動(dòng)脈時(shí)，將其定義為一種罕見的先天性異常。2016年，Joseph等[19提出編織樣冠狀動(dòng)脈是由于冠狀動(dòng)脈在“血管生成\"和“動(dòng)脈生成\"兩個(gè)階段發(fā)生了異常，在內(nèi)皮細(xì)胞募集過程中，血管內(nèi)皮細(xì)胞生長(zhǎng)因子（VEGF）和血小板源性生長(zhǎng)因子（PDGF）- ?β 信號(hào)通路的過度表達(dá)或錯(cuò)誤表達(dá)可能是冠狀動(dòng)脈中多條細(xì)通道（管腔）形成的原因。Wei等[20-21]研究表明，除“血管生成”和“動(dòng)脈生成\"兩個(gè)階段的異常，血流緩慢、宮內(nèi)炎癥和生長(zhǎng)因子的異?？赡軐?dǎo)致編織樣冠狀動(dòng)脈。第2種觀點(diǎn)，Soylu等5研究表明，編織樣冠狀動(dòng)脈是自發(fā)性冠狀動(dòng)脈夾層的結(jié)果。部分學(xué)者提出，動(dòng)脈夾層主要發(fā)生在主動(dòng)脈或鎖骨下動(dòng)脈等管壁厚的大血管[19]，Uribarri等[22]研究顯示，冠狀動(dòng)脈編織段的管壁是完整的，因此編織樣冠狀動(dòng)脈是自發(fā)夾層的理論有待證實(shí)。第3種觀點(diǎn)，有學(xué)者推測(cè)編織樣冠狀動(dòng)脈可能是由血栓再通引起的[3]。Bozkurt等[9]使用光學(xué)相干斷層掃描發(fā)現(xiàn)，所有編織動(dòng)脈均有完整的管壁結(jié)構(gòu)。Val-Bemal等15研究顯示，編織冠狀動(dòng)脈的管壁均是完整的，既無夾層的改變，也未見血栓形成。

關(guān)于編織樣冠狀動(dòng)脈的病因，通過血管內(nèi)高分辨率圖像和病理染色均顯示血管內(nèi)膜完整，無通道相通，未見血栓形成或內(nèi)膜剝離的跡象[23]。因此，編織樣冠狀動(dòng)脈的發(fā)生機(jī)制有待深入研究。

2編織樣冠狀動(dòng)脈的臨床表現(xiàn)

編織樣冠狀動(dòng)脈的臨床表現(xiàn)缺乏特異性，可能無癥狀，也可與冠狀動(dòng)脈粥樣硬化[、冠狀動(dòng)脈血栓[3]急性冠脈綜合征[8、心肌梗死[14]、心力衰竭[24]和心源性猝死[15]等心臟不良事件相關(guān)。

編織樣冠狀動(dòng)脈最初認(rèn)為是一種良性解剖變異，由于編織樣冠狀動(dòng)脈的病人多年無癥狀，多數(shù)在行冠狀動(dòng)脈造影時(shí)偶然發(fā)現(xiàn)，冠狀動(dòng)脈造影顯示編織段冠狀動(dòng)脈的血流是通暢的。

2012年，Soylu等5報(bào)道了1例48歲男性發(fā)生心肌梗死并伴有編織樣冠狀動(dòng)脈的病例，學(xué)者們認(rèn)為編織樣冠狀動(dòng)脈與心肌缺血等心臟不良事件相關(guān)。有研究認(rèn)為，冠狀動(dòng)脈編織段的管腔直徑減小和結(jié)構(gòu)扭曲變形，導(dǎo)致冠狀動(dòng)脈編織段內(nèi)剪應(yīng)力增大，可能加速冠狀動(dòng)脈粥樣硬化的發(fā)生和發(fā)展，并引起血栓形成，進(jìn)而發(fā)生心肌梗死和心源性猝死等危及生命的情況[25]。

多變的臨床表現(xiàn)給編織樣冠狀動(dòng)脈的診斷增加了難度，目前確診主要依靠冠狀動(dòng)脈造影。編織樣冠狀動(dòng)脈造影主要表現(xiàn)為冠狀動(dòng)脈編織段呈網(wǎng)狀或辮狀結(jié)構(gòu)，管腔內(nèi)可見充盈缺損區(qū)，遠(yuǎn)端血流不受限。然而，僅依據(jù)冠狀動(dòng)脈造影的表現(xiàn)無法與冠狀動(dòng)脈夾層、冠狀動(dòng)脈血栓及血栓再通、冠狀動(dòng)脈慢性閉塞伴側(cè)支形成等病變鑒別[2]。因此，需要采用CT血管造影（computedtomographyangiography，CTA）、血管內(nèi)超聲（intravenousultrasound，IVUS）及光學(xué)相干斷層成像（opticalcoherencetomography，OCT）等進(jìn)一步鑒別診斷[12]。目前，OCT已成為診斷編織樣冠狀動(dòng)脈的“金標(biāo)準(zhǔn)”，并用于冠狀動(dòng)脈造影后疑似病例的確診[27-29]。

3編織樣冠狀動(dòng)脈的形態(tài)學(xué)特點(diǎn)

冠狀動(dòng)脈解剖結(jié)構(gòu)異常一直被法醫(yī)病理學(xué)關(guān)注。編織樣冠狀動(dòng)脈是一種罕見的先天性冠狀動(dòng)脈異常，其解剖學(xué)和組織病理學(xué)研究隨著尸檢和組織病理學(xué)檢查的進(jìn)行被不斷更新。

3.1解剖學(xué)特點(diǎn)

編織樣冠狀動(dòng)脈的編織段累及不同冠狀動(dòng)脈分支，相關(guān)文獻(xiàn)報(bào)道的發(fā)生率差異較大。其中，常累及右冠狀動(dòng)脈（ 50.0%～70.2% ），其余依次是左前降支（ 13.6%～36.4% ）、左旋支 （9.1%～14.3%）^[20-21] 。編織樣冠狀動(dòng)脈多發(fā)生于單支冠狀動(dòng)脈，亦可累及多條分支，累及兩條分支的比例約為 13.6% ，累及3條分支的比例約為 4.5%^[15] 。編織樣冠狀動(dòng)脈多發(fā)生在冠狀動(dòng)脈各分支的近段[19]。據(jù)研究報(bào)道，病人的臨床表現(xiàn)取決于冠狀動(dòng)脈受累的位置和嚴(yán)重程度[29]。

編織樣冠狀動(dòng)脈的分支數(shù)量不同。Yuan[7]研究表明，編織樣冠狀動(dòng)脈細(xì)血管8支（ 57.1% ）為雙條分支，5支 35.7% ）為多條分支，1支 （7.1% ）為3條分支。文獻(xiàn)報(bào)道顯示，冠狀動(dòng)脈編織段的長(zhǎng)度范圍 1～5cm ，平均長(zhǎng)度約為 2.2cm^[30]。

2019年，Cito等[1]首次利用流體力學(xué)原理，分析編織樣冠狀動(dòng)脈的形態(tài)和潛在的生理病理可致冠狀動(dòng)脈壓力損失（冠狀動(dòng)脈壓降低），冠狀動(dòng)脈壓降低的概率與編織樣冠狀動(dòng)脈的有效面積、通道數(shù)量和通道長(zhǎng)度成正比。因此，尸體檢驗(yàn)時(shí)，記錄編織冠狀動(dòng)脈的位置、數(shù)量和長(zhǎng)度等數(shù)據(jù)對(duì)法醫(yī)學(xué)死因分析具有重要的意義。

3.2 組織病理學(xué)特點(diǎn)

Val-Bemal等[15通過對(duì)右冠狀動(dòng)脈編織段進(jìn)行蘇木精-伊紅染色可知，編織段起始部位的內(nèi)膜呈偏心性纖維化；編織段的近段可見多條細(xì)小動(dòng)脈的管腔，管壁完整，彼此之間不連通，細(xì)小動(dòng)脈的內(nèi)膜表現(xiàn)為彌漫性偏心性纖維化；編織段的中段管壁完整，無破裂口，其中1個(gè)管腔因偏心性纖維化導(dǎo)致管腔嚴(yán)重狹窄；編織段的遠(yuǎn)段有2條細(xì)小的血管吻合。該病例從微觀形態(tài)學(xué)角度不支持編織樣冠狀動(dòng)脈的良性性質(zhì)，由于動(dòng)脈內(nèi)膜均有不同程度纖維增生而致管腔狹窄。

4法醫(yī)學(xué)意義

有案例報(bào)道1名39歲男性騎自行車時(shí)發(fā)生心源性猝死，尸體檢驗(yàn)發(fā)現(xiàn)右冠狀動(dòng)脈存在2.1cm的編織段，推測(cè)編織樣冠狀動(dòng)脈導(dǎo)致死亡的機(jī)制，騎行時(shí)，心肌需血量增加，心率加快，持續(xù)的心動(dòng)過速縮短了舒張期，降低了右冠狀動(dòng)脈的血流儲(chǔ)備，冠狀動(dòng)脈供血減少，加之冠狀動(dòng)脈粥樣硬化所致的管腔狹窄，進(jìn)而發(fā)生心肌急性缺血和心臟驟停[15]。

由此可見，編織樣冠狀動(dòng)脈不是一種良性冠狀動(dòng)脈異常，其在一定因素誘導(dǎo)下可能危及生命。Ayhan等報(bào)道了1名42歲男性在踢足球時(shí)發(fā)生急性冠脈綜合征，冠狀動(dòng)脈造影顯示，右冠狀動(dòng)脈和左前降支均呈編織狀，病人出院時(shí)遺留有神經(jīng)后遺癥（包括運(yùn)動(dòng)缺陷和精神缺陷）。一項(xiàng)意大利研究顯示，運(yùn)動(dòng)是良性冠狀動(dòng)脈異常病人發(fā)生心血管不良事件的誘因[32]，與國內(nèi)學(xué)者[33]研究結(jié)論一致。

Bamousa等[16]通過對(duì)37例編織樣冠狀動(dòng)脈的案例報(bào)道進(jìn)行回顧性分析，發(fā)現(xiàn)潛在的危險(xiǎn)因素可能導(dǎo)致編織樣冠狀動(dòng)脈病人的惡性臨床表現(xiàn)，37例編織樣冠狀動(dòng)脈的病人中， 21.6% 的病人有高血壓， 13.5% 的病人有血脂異常， 27.0% 的病人吸煙， 16.2% 的病人既往有缺血性心臟病病史。

5小結(jié)

綜上所述，編織樣冠狀動(dòng)脈疾病的病因包括高血壓、血脂異常、吸煙和缺血性心臟病病史，運(yùn)動(dòng)或體力活動(dòng)是誘發(fā)因素。因此，法醫(yī)病理學(xué)工作者進(jìn)行死亡原因判斷時(shí)，應(yīng)考慮上述因素在死因中的參與度。

法醫(yī)病理學(xué)實(shí)踐中，編織樣冠狀動(dòng)脈案件較罕見，一方面是多數(shù)法醫(yī)病理學(xué)工作者缺乏對(duì)編織樣冠狀動(dòng)脈相關(guān)知識(shí)的認(rèn)識(shí)；另一方面是法醫(yī)病理學(xué)工作者在尸檢過程中對(duì)冠狀動(dòng)脈的檢查不夠細(xì)致。法醫(yī)病理學(xué)工作者對(duì)冠狀動(dòng)脈的檢查僅關(guān)注冠狀動(dòng)脈管壁是否存在粥樣硬化及硬化程度是不足的，仍要注意檢查冠狀動(dòng)脈的起源[34]和走行[32]。

目前，評(píng)估活體編織樣冠狀動(dòng)脈形態(tài)的方法主要是冠狀動(dòng)脈造影，由于其為一種有創(chuàng)的操作，應(yīng)用局限于有癥狀的病例。僅通過影像學(xué)的檢查，編織樣冠狀動(dòng)脈的位置、數(shù)量和長(zhǎng)度可能較難確定?；诮馄实姆ㄡt(yī)病理學(xué)工作將有助于提高對(duì)編織樣冠狀動(dòng)脈的結(jié)構(gòu)形態(tài)和誘發(fā)因素的認(rèn)識(shí)，并制定有效的策略，預(yù)防心血管不良事件的發(fā)生。

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（收稿日期：2024-01-16）