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    Cone重建在小兒三尖瓣下移畸形中的應(yīng)用

    2018-11-29 10:11:36薛蘭鋼路萬里郭志鵬劉剛王秀麗李鑫黃輝陳萬興張穎劉志剛
    天津醫(yī)藥 2018年11期
    關(guān)鍵詞:瓣葉三尖瓣右室

    薛蘭鋼,路萬里,郭志鵬,劉剛,王秀麗,李鑫,黃輝,陳萬興,張穎,劉志剛

    三尖瓣下移畸形(Ebstein畸形)是一種少見的先天性心臟病,發(fā)病率約3/10萬~5/10萬,占所有先天性心臟病的0.38%~0.50%[1]。不同程度的三尖瓣后瓣與隔瓣向心尖方向移位導(dǎo)致了房化右室的形成與右心功能不良。外科手術(shù)是主要治療手段,但傳統(tǒng)瓣膜成形方法效果欠佳。圓錐重建(Cone重建)是一種新的針對Ebstein畸形的手術(shù)方法[2],與傳統(tǒng)技術(shù)相比,Cone重建實現(xiàn)了瓣葉的更充分對合以及瓣膜開放時的中心血流,取得了更好的療效[2-3]。小兒期心臟的繼發(fā)改變輕,早期手術(shù)干預(yù)更利于瓣膜成功重建和心臟功能恢復(fù)[3]。國內(nèi)少有系統(tǒng)的小兒病例研究。本研究回顧性分析了一組小兒Ebstein畸形病例與隨訪結(jié)果,并就技術(shù)要點進行針對性的總結(jié)。

    1 對象與方法

    1.1 研究對象 選擇2013年8月—2017年10月天津市泰達國際心血管病醫(yī)院心外科小兒Ebstein畸形手術(shù)患者12例。入選標準:年齡<14歲,未合并其他復(fù)雜畸形,接受Cone重建手術(shù)。排除標準:成人患者。其中男4例,女8例,年齡(6.8±4.2)歲,體質(zhì)量(24.1±11.8)kg。根據(jù)針對Ebstein畸形的Carpentier分型,A型1例、B型7例、C型4例。合并房間隔缺損8例,動脈導(dǎo)管未閉2例,肺動脈瓣狹窄1例,二尖瓣關(guān)閉不全1例。術(shù)前三尖瓣反流中度3例,重度9例。紫紺4例。NYHA心功能分級Ⅱ級4例,Ⅲ級7例,Ⅳ級1例。在心臟彩超、胸X線片和心電圖常規(guī)檢查的基礎(chǔ)上,6例接受CT心血管造影,2例接受心臟MRI檢查。

    1.2 方法

    1.2.1 手術(shù)方法 手術(shù)在全身麻醉、氣管插管、低溫體外循環(huán)下進行,常規(guī)放置食管超聲,重點評估術(shù)前術(shù)后三尖瓣及左右心室形態(tài)和功能。正中開胸,升主動脈和上下腔靜脈插管,直腸溫度維持在30~34℃,升主動脈阻斷后以Del Nido停跳液進行心肌保護。Cone重建的基本方法和要點:將下移并異常貼附于右室壁和室間隔的三尖瓣前、后、隔葉游離下來,切斷連接瓣葉和右室壁的發(fā)育異常乳頭肌和纖維組織,僅保留朝向心尖的腱索,在充分游離并利用所有瓣葉(尤其是異位和發(fā)育不良的隔葉)的前提下,順時針旋轉(zhuǎn)游離的瓣葉并縫合相應(yīng)瓣緣,形成360°頂端朝向心尖的錐形結(jié)構(gòu)。縱行折疊房化右心室,適當(dāng)環(huán)縮三尖瓣環(huán),并將構(gòu)建好的圓錐底邊縫合于新的瓣環(huán)上,完成Cone重建。在以上步驟的基礎(chǔ)上,個體化的選擇應(yīng)用自體心包、前瓣遠端開窗、人工腱索和雙向Glenn等輔助技術(shù)。

    1.2.2 隨訪 術(shù)后通過門診和電話隨訪。術(shù)后3個月、6個月及1年分別接受心臟超聲、胸片及心電圖檢查,1年以后無特殊情況每隔1年隨訪1次。綜合評估患者一般情況,檢測三尖瓣反流程度(無反流、微量、輕度、中度、重度反流)和心功能分級(NYHA)。

    1.3 統(tǒng)計學(xué)方法 采用SPSS 17.0進行統(tǒng)計學(xué)分析。正態(tài)分布的計量資料以均數(shù)±標準差(±s)表示,治療前后比較應(yīng)用配對t檢驗。計數(shù)資料以例表示,等級資料的比較采用Kolmogorov-Smirnov Z檢驗。以P<0.05為差異有統(tǒng)計學(xué)意義。

    2 結(jié)果

    2.1 術(shù)后結(jié)果 全組病例無手術(shù)死亡,11例成功行Cone重建,1例因重建失敗行三尖瓣置換術(shù)。其中,2例接受圓錐遠端開窗,2例應(yīng)用自體心包瓣葉擴大,2例應(yīng)用人工腱索,2例加用雙向Glenn手術(shù)。無冠狀動脈損傷及傳導(dǎo)阻滯發(fā)生。

    2.2 特殊病例總結(jié) 病例2(按手術(shù)的時間排序,下同):女,10.4歲。Carpentier C型,合并房間隔缺損,動脈血氧飽和度0.90,房化右室與功能右室內(nèi)徑比例3∶1(85 mm∶28 mm),在三尖瓣成形效果不佳后,行機械瓣膜置換術(shù)+雙向Glenn術(shù),此患者術(shù)后在嚴格的抗凝策略下,圍手術(shù)期恢復(fù)及隨訪復(fù)查滿意。病例3:女,2.8歲。Carpentier C型,合并房間隔缺損及二尖瓣前葉脫垂并中大量反流,存在紫紺,心功能Ⅳ級。在做Cone重建的同時,利用自體心包擴大了隔瓣并進行了前瓣根部的開窗,食管超聲提示瓣膜修復(fù)好并成功脫離體外循環(huán)。但在術(shù)后早期發(fā)生了低心排綜合征,應(yīng)用腹膜透析,并于術(shù)后第4天加做雙向Glenn,延遲4 d后關(guān)胸。術(shù)后恢復(fù)期患兒經(jīng)歷了長時間的腹膜透析及呼吸機使用,合并切口愈合不良和肺部感染,最終痊愈出院。

    2.3 隨訪 隨訪時間(24.4±17.0)個月,期間無死亡和再次手術(shù)病例。成功行Cone重建的11例患者中,三尖瓣無反流和微量反流各2例,輕度反流3例,輕-中度反流3例,中度反流1例;心功能Ⅰ級10例,Ⅱ級1例。三尖瓣反流程度及心功能均較手術(shù)前顯著改善(P<0.05),見表1。

    Tab.1 Changes of tricuspid regurgitation and cardiac function after Cone reconstruction表1 Cone重建前后三尖瓣返流和心功能的變化(n=11)

    3 討論

    筆者將“Cone重建”這一針對Ebstein畸形的新手術(shù)方法積極應(yīng)用于小兒,通過對手術(shù)及術(shù)后隨訪資料的總結(jié),認為這是一種適用于小兒的安全有效的手術(shù)技術(shù),根據(jù)解剖特征輔以個體化技術(shù),可以取得滿意的近期療效。

    3.1 Cone重建安全有效 本研究回顧分析了12例患兒手術(shù)及術(shù)后隨訪資料,認為Cone重建是一種安全的、適用范圍較廣的和重復(fù)性強的手術(shù)技術(shù)。2007年,巴西醫(yī)生Da Silva提出了“Cone重建”的概念,在傳統(tǒng)三尖瓣成形理念的基礎(chǔ)上,Cone重建通過更加積極的游離保留隔瓣和瓣葉順時針方向旋轉(zhuǎn),使重建后的圓錐結(jié)構(gòu)游離緣均由三尖瓣葉組織構(gòu)成,并產(chǎn)生朝向右室心尖的中心性血流[2]。由于重建后的結(jié)構(gòu)與血流更接近生理狀態(tài),Cone重建較傳統(tǒng)術(shù)式在降低術(shù)后三尖瓣反流程度上更具優(yōu)勢[4]。最近,一組235例Cone重建患者平均3.5年術(shù)后隨訪顯示,早期病死率為0.4%,三尖瓣反流程度、右室形態(tài)和功能隨著隨訪時間延長逐漸好轉(zhuǎn)[5]。心律失常在Cone術(shù)后也得到了有效的緩解[6]。

    本組患兒手術(shù)及隨訪期內(nèi)無死亡,近期隨訪心功能較術(shù)前改善明顯。三尖瓣反流程度較術(shù)前明顯改善且無出院后因反流加重需要瓣膜置換的情況,證實了Cone重建確切的手術(shù)效果。

    3.2 將Cone重建應(yīng)用于小兒 針對Ebstein畸形的手術(shù)時機尚存爭議。在早期的報道中,由于較高的手術(shù)死亡率、瓣膜置換的高比例以及其后的一系列相關(guān)并發(fā)癥,一般要到心臟大到可以匹配一個成人瓣膜時才能進行手術(shù)[2]。傳統(tǒng)的手術(shù)指征包括乏力、紫紺、氣促等癥狀的出現(xiàn)和加重,進行性的右室增大和功能不良,心律失常。隨著手術(shù)技術(shù)的改良,手術(shù)指征也在不斷變化。Dearani等[3]認為Ebstein畸形的最佳手術(shù)時機應(yīng)在兒童期并且強調(diào)了成熟的手術(shù)和監(jiān)護團隊的重要性。

    本組4例相對輕癥患兒心功能Ⅱ級,3例中等程度三尖瓣反流,但畸形程度重,筆者在評估后對他們進行了積極的手術(shù)干預(yù)。隨著Cone重建技術(shù)的不斷改良,Ebstein畸形可以在小兒期被有效糾正,阻斷了心臟擴大、瓣葉增厚及心律失常等繼發(fā)性改變的進展,改善了預(yù)后,降低了瓣膜置換的比例,也對患兒的心理健康有積極的影響。

    另一方面,小兒患者修復(fù)失敗后被迫施行的瓣膜置換手術(shù)預(yù)后較差。本組病例2患者三尖瓣大量反流,合并房缺和紫紺,置換31 mm機械瓣膜。兒童人工瓣膜置換,尤其是低齡二、三尖瓣位的瓣膜置換,面臨著較高的抗凝相關(guān)并發(fā)癥、傳導(dǎo)阻滯及再次手術(shù)等遠期問題,仍然是小兒心臟外科亟待解決的難題。一些嚴重畸形的瓣膜注定難以修復(fù),對于畸形重但瓣膜反流程度及心功能尚可的患兒,手術(shù)治療應(yīng)格外謹慎。術(shù)前對重建成功概率的預(yù)判和豐富的手術(shù)經(jīng)驗顯得尤為重要,過于積極納入此類病例可能增加瓣膜置換的比例,影響了患兒的生存質(zhì)量和遠期預(yù)后。此外,更大樣本量的遠期隨訪對Cone重建合理性的評估也應(yīng)值得關(guān)注。

    3.3 個體化技術(shù)的補充 經(jīng)典的Cone重建由幾個基本步驟組成:自體瓣葉組織的游離和重組、房化右室的折疊及瓣環(huán)環(huán)縮等。操作中需要注意瓣葉游離的細致和充分、避免冠狀動脈的扭曲和損傷及防止傳導(dǎo)阻滯等技術(shù)細節(jié)。在共同方法的基礎(chǔ)上,結(jié)合個體的解剖與功能差異,特異性的選擇輔助技術(shù)同樣重要,包括:應(yīng)用自體心包、前瓣遠端的開窗和植入人工腱索等。此外,加用雙向Glenn術(shù)由雙心室矯治改為1+1/2心室矯治為右室發(fā)育差合并右心功能不良的患者提供了退路。以上手段的選擇性使用是成功Cone重建的必要補充。

    3.3.1 自體心包和前瓣開窗 充足的瓣葉組織作為Cone重建的材料是手術(shù)成功的重要因素,瓣葉材料的缺乏會導(dǎo)致重建后瓣口開放面積不足和三尖瓣狹窄。在這種情況下,可加用自體心包和前瓣開窗技術(shù)。盡可能充分地游離一切可以利用的自體瓣葉組織是手術(shù)應(yīng)該遵從的原則,在此前提下的材料不足可用自體心包彌補。心包可用來增加瓣葉的高度,改善對合情況;在隔葉和后葉發(fā)育不良時,應(yīng)用三角形補片(尖端朝心尖,底端在三尖瓣環(huán))可在對合緣仍為自體瓣葉的情況下有效增加對合面積,降低了三尖瓣反流[3]。本組有2例患兒用到了自體心包參與成形。采用三角形心包補片的方法,最大程度避免心包結(jié)構(gòu)參與瓣口的對合,延遲組織退化帶來的遠期瓣膜功能不全。

    在腱索缺失的情況下,在朝向心尖部瓣葉(圓錐的遠端1/3)處縱向開窗可以增加進入右心室的血流而不影響瓣葉的閉合[3]。本組中2例Carpentier C型患者用到了此技術(shù),瓣膜成形效果滿意且無前向壓差。Dearani等[3]的報道中19%(17/89)的病例應(yīng)用了此項技術(shù)。

    上述兩種方法有效增加了新建瓣膜的開放面積,然而,部分患者的跨三尖瓣前向壓差仍不可避免。本組1例患者術(shù)后即刻食管超聲提示跨瓣壓差達到10 mmHg,在出院前復(fù)查時已消失,術(shù)后3年隨診時亦無壓差,反流程度較輕,但較前有加重趨勢。這種前向壓差的變化在此前研究中均有提及[2-3],研究者認為這種變化可能與術(shù)后早期貧血合并心率快,遠期瓣環(huán)的擴大等因素有關(guān)[3]。此外,影像學(xué)研究也表明,Cone重建術(shù)后早期的左、右心功能并未立即達到滿意的狀態(tài),心室隨時間不斷重塑,其形態(tài)與功能會發(fā)生動態(tài)變化[7]。筆者認為,相對瓣膜遠期成形效果,術(shù)后早期的瓣膜狹窄被放到了次要的位置。最佳的術(shù)后早期狀態(tài)和相應(yīng)的量化指標需要更多的病例和更長時間的隨訪來確定。

    3.3.2 雙向Glenn 雙向Glenn術(shù)又被稱為1+1/2心室矯治,將上腔靜脈血流跨過右心直接導(dǎo)入兩側(cè)肺動脈,減少了右心前負荷,改善了左心的功能,對于部分右心功能障礙的患者起到了有效的輔助作用。Ebstein畸形矯治是最常見的以雙向Glenn作為輔助術(shù)式的一個群體[8]。在本組患者中,2例應(yīng)用了雙向Glenn技術(shù),該2例均為Carpentier C型(共4例)且合并紫紺,合并房缺完全予以關(guān)閉。

    雙向Glenn在Cone重建中的應(yīng)用仍存在一定爭議。一些中心認為其在Cone重建術(shù)后的積極應(yīng)用是一種有益的輔助。在Mayo Clinic最近的一組病例回顧中,235例(平均年齡15.6歲)患者中46例(20%)用到了雙向Glenn[5];另一組30例平均年齡為60個月的患兒中,20例(67%)加用了雙向Glenn手術(shù)[9]。還有一些中心不支持雙向Glenn的積極應(yīng)用:Da Silva等[2]報道的40例(平均年齡16.8歲)患者采用留置單向房間隔缺損的方法減輕右心負荷,沒有接受雙向Glenn,但作者在分析中提到了結(jié)果是在患者心胸比相對小,年輕等適應(yīng)證較好的條件下取得;一組19例(平均年齡20.5歲)患者均無需雙向Glenn且房間隔缺損完全關(guān)閉的情況下達到了滿意的解剖矯形和心功能狀態(tài)[10]。

    筆者認為,對右心功能不足以承受雙心室矯治的患者行1+1/2心室矯治可減輕右室前負荷,改善右心功能,優(yōu)化左室前負荷,使患者順利度過圍手術(shù)期,通過改善三尖瓣的對合,可能增加三尖瓣的遠期使用率,從而對患者的近、遠期預(yù)后均有積極的影響;術(shù)中積極應(yīng)用雙向Glenn可減少圍術(shù)期低心排綜合征、腎衰及呼吸機相關(guān)性肺炎等并發(fā)癥的發(fā)生。

    綜上所述,Cone重建技術(shù)是一種針對Ebstein畸形的安全有效的手術(shù)方法,在充分評估基礎(chǔ)上在小兒期手術(shù)干預(yù),輔以個體化的技術(shù)手段,早期療效滿意。樣本量偏少和隨訪時間有限是本研究的兩個不足之處,Cone重建作為一種年輕的術(shù)式,其合理性及重建效果有待多中心、大樣本患者的長期隨訪得到結(jié)論。

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