長(zhǎng)期反復(fù)消化道出血小腸間質(zhì)瘤1例

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上海中醫(yī)藥大學(xué)附屬曙光醫(yī)院內(nèi)鏡室(200021)

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·病例分析與個(gè)案報(bào)道·

長(zhǎng)期反復(fù)消化道出血小腸間質(zhì)瘤1例

楊?yuàn)櫖?呂嬋岑戎#

上海中醫(yī)藥大學(xué)附屬曙光醫(yī)院內(nèi)鏡室(200021)

胃腸出血；小腸間質(zhì)瘤；膠囊內(nèi)鏡檢查；診斷

病例：患者女性，54歲，以“反復(fù)解黑便3年，加重1 d”于2015-08-03入院?；颊呷朐寒?dāng)天無(wú)明顯誘因解黑便1次，量約300 g，糊狀，有血凝塊，伴腹痛、心悸、頭暈、乏力、面色蒼白，無(wú)惡心嘔吐、嘔血，無(wú)黑朦、暈厥，擬“消化道出血原因待查”收住入院。

追問(wèn)病史，患者近3年無(wú)明顯誘因反復(fù)解黑便，每隔 6～9個(gè)月發(fā)作一次，發(fā)作期每次黑便量約50～200 g，病程中多次住院行胃鏡、結(jié)腸鏡、數(shù)字減影血管造影(DSA)等檢查，均未發(fā)現(xiàn)明顯活動(dòng)性出血；膠囊內(nèi)鏡檢查提示小腸血管畸形待排；小腸鏡檢查示小腸散在血管顯露(上鏡)，小腸黏膜大致正常(下鏡)。每次住院予禁食、制酸(質(zhì)子泵抑制劑)、止血(酚磺乙胺、蛇毒血凝酶)、補(bǔ)液等對(duì)癥支持治療，糞便轉(zhuǎn)黃后出院?；颊呒韧w健，否認(rèn)高血壓、冠心病、糖尿病等慢性疾病史，否認(rèn)傳染病史，否認(rèn)手術(shù)、外傷史，否認(rèn)食物、藥物過(guò)敏史，否認(rèn)家族遺傳性疾病。

入院體檢：體溫36.5 ℃，脈搏108次/min，呼吸15次/min，血壓110/55 mm Hg(1 mm Hg=0.133 kPa)，貧血貌，全身淺表淋巴結(jié)未及腫大，心肺聽(tīng)診無(wú)明顯異常，腹平軟，左上腹輕壓痛，無(wú)反跳痛，肝脾肋下未及，腸鳴音5次/min，雙下肢無(wú)水腫。

輔助檢查：血常規(guī)：白細(xì)胞5.13×109/L，中性粒細(xì)胞 67.2%，血紅蛋白 66 g/L，CRP 25 mg/L；糞隱血：++++；凝血功能、肝腎功能正常；腸系膜上動(dòng)脈、腸系膜下動(dòng)脈造影、消化道動(dòng)脈造影均未見(jiàn)明顯異常；上腹部CT：胰體、尾部稍飽滿(mǎn)，肝內(nèi)多發(fā)小囊腫；上腹部MRI：肝臟多發(fā)囊腫；胃鏡：慢性淺表糜爛性胃竇炎；結(jié)腸鏡：結(jié)直腸未見(jiàn)明顯異常。結(jié)合病史以及多次常規(guī)消化內(nèi)鏡檢查未見(jiàn)明顯活動(dòng)性出血，雖然既往膠囊內(nèi)鏡、小腸鏡檢查均未提示陽(yáng)性結(jié)果，但仍高度懷疑小腸出血，故再次行膠囊內(nèi)鏡檢查。檢查結(jié)果：03:02:07—03:16:11可見(jiàn)一直徑約5.0 cm的隆起型病灶，病灶表面凹陷，可見(jiàn)潰瘍形成(圖1)。據(jù)此再次行小腸鏡(上鏡)檢查，探及病灶并以金屬夾定位后，轉(zhuǎn)外科手術(shù)治療。術(shù)中于距Treitz韌帶40 cm處見(jiàn)一直徑8 cm的腫塊，行小腸部分切除+吻合術(shù)(圖2)。術(shù)后病理：小腸間質(zhì)瘤(高危型)，腫瘤位于黏膜下，浸潤(rùn)腸壁至漿膜處，腫瘤灶性壞死，可見(jiàn)核分裂像，雙側(cè)小腸切緣均未見(jiàn)腫瘤累及。免疫組化標(biāo)記：CD117(+)，CD34(+)，vimentin(+)，SMA(+)，S-100(-)。術(shù)后患者恢復(fù)良好，未再出現(xiàn)黑便、血便。

圖1　膠囊內(nèi)鏡檢查見(jiàn)隆起型病灶，表面潰瘍形成

圖2　手術(shù)切除病灶大體表現(xiàn)

討論：長(zhǎng)久以來(lái)，小腸被認(rèn)為是內(nèi)鏡檢查的盲區(qū)，常規(guī)內(nèi)鏡檢查方法無(wú)法觀(guān)察到大部分小腸，而膠囊內(nèi)鏡的問(wèn)世給小腸檢查提供了一種全新的方法，因其具有安全、無(wú)創(chuàng)、患者無(wú)痛苦、病變檢出率高等優(yōu)點(diǎn)而被推薦作為小腸疾病的首選檢查方法[1-2]，對(duì)小腸出血的診斷率高達(dá)60%～80%[2-4]。然而，膠囊內(nèi)鏡在體內(nèi)的運(yùn)行不受人為控制，不能按需要改變其運(yùn)行速度和拍攝角度，因此連續(xù)拍攝到的圖像在一定程度上具有隨機(jī)性且為一過(guò)性，存在一定的漏診風(fēng)險(xiǎn)，尤其易遺漏孤立的單個(gè)病灶。因此，對(duì)于高度懷疑小腸疾病的患者，如首次膠囊內(nèi)鏡檢查無(wú)陽(yáng)性發(fā)現(xiàn)，建議重復(fù)檢查。本例患者因長(zhǎng)期反復(fù)消化道出血多次住院治療，多次胃鏡、結(jié)腸鏡、DSA檢查均未發(fā)現(xiàn)明顯活動(dòng)性出血，膠囊內(nèi)鏡檢查亦無(wú)陽(yáng)性發(fā)現(xiàn)，但仍高度懷疑小腸疾病引起的消化道出血，經(jīng)復(fù)查膠囊內(nèi)鏡探及病灶。

引起小腸出血的常見(jiàn)病變包括小腸血管發(fā)育不良和畸形、潰瘍、腫瘤、黏膜糜爛、克羅恩病、息肉、憩室等[5-6]。本例患者引起長(zhǎng)期反復(fù)消化道出血的病因?yàn)樾∧c間質(zhì)瘤。胃腸道間質(zhì)瘤(gastrointestinal stromal tumors, GISTs)是一組最常見(jiàn)的起源于胃腸道間葉組織的腫瘤，其概念由Mazur等[7]于1983年首次提出。小腸是僅次于胃的GISTs好發(fā)部位，小腸間質(zhì)瘤占GISTs總數(shù)的20%～30%，起病隱匿，臨床表現(xiàn)無(wú)特異性，多與腫瘤部位、大小、惡性程度有關(guān)，常見(jiàn)癥狀和體征有消化道出血、腸梗阻、腹痛、腹部包塊等[8-9]。臨床實(shí)踐中常有因消化道大出血行急診手術(shù)而確診為GISTs的病例，因此對(duì)于不明原因消化道大出血患者，應(yīng)考慮小腸間質(zhì)瘤可能。

GISTs對(duì)傳統(tǒng)放、化療均不敏感，根治性手術(shù)是最有效的治療方法，術(shù)后應(yīng)根據(jù)腫瘤是否完整切除、是否發(fā)生腫瘤破裂、出血以及腫瘤大小、部位、核分裂像等因素評(píng)估復(fù)發(fā)風(fēng)險(xiǎn)，對(duì)于腫瘤完整切除的高?；颊撸ㄗh采用伊馬替尼或其他酪氨酸激酶抑制劑行術(shù)后輔助治療[8]。臨床試驗(yàn)證實(shí)，在腫瘤完整切除的中-高危復(fù)發(fā)風(fēng)險(xiǎn)GISTs患者中，伊馬替尼可顯著提高術(shù)后1～3年無(wú)復(fù)發(fā)生存率，降低死亡風(fēng)險(xiǎn)[10]。

綜上所述，原發(fā)性小腸腫瘤臨床表現(xiàn)缺乏特異性，對(duì)于不明原因消化道大出血患者，應(yīng)考慮小腸腫瘤可能；特別是對(duì)于常規(guī)消化內(nèi)鏡檢查結(jié)果陰性而高度懷疑小腸疾病的患者，如首次膠囊內(nèi)鏡檢查未發(fā)現(xiàn)異常，應(yīng)考慮到膠囊內(nèi)鏡檢查存在因客觀(guān)原因而遺漏病灶的可能性，有必要重復(fù)檢查以幫助臨床醫(yī)師盡快明確診斷，采取合理治療。

1 陳小龍，劉岡峰. 膠囊內(nèi)鏡在小腸疾病診斷中的應(yīng)用研究[J]. 現(xiàn)代消化及介入診療, 2014, 19 (4): 241-242.

2 Liao Z, Gao R, Xu C, et al. Indications and detection, completion, and retention rates of small-bowel capsule endoscopy: a systematic review[J]. Gastrointest Endosc, 2010, 71 (2): 280-286.

3 Neu B, Ell C, May A, et al. Capsule endoscopy versus standard tests in influencing management of obscure digestive bleeding: results from a German multicenter trial[J]. Am J Gastroenterol, 2005, 100 (8): 1736-1742.

4 Hadithi M, Heine GD, Jacobs MA, et al. A prospective study comparing video capsule endoscopy with double-balloon enteroscopy in patients with obscure gastrointestinal bleeding[J]. Am J Gastroenterol, 2006, 101 (1): 52-57.

5 崔紅利，肖瀟，楊均，等. 59例小腸出血的臨床分析[J]. 重慶醫(yī)學(xué), 2013, 42 (18): 2093-2094, 2097.

6 薄陸敏，廖專(zhuān)，徐燦，等. 1 000例OMOM膠囊內(nèi)鏡檢查患者的回顧性分析研究[J]. 中華消化內(nèi)鏡雜志, 2014, 31 (2): 102-105.

7 Mazur MT, Clark HB. Gastric stromal tumors. Reappraisal of histogenesis[J]. Am J Surg Pathol, 1983, 7 (6): 507-519.

8 Beham AW, Schaefer IM, Schüler P, et al. Gastro-intestinal stromal tumors[J]. Int J Colorectal Dis, 2012, 27 (6): 689-700.

9 劉偉，胡兵. 胃腸間質(zhì)瘤診斷及其預(yù)后相關(guān)危險(xiǎn)因素研究進(jìn)展[J]. 現(xiàn)代臨床醫(yī)學(xué), 2013, 39 (5): 395-397.

10Li J, Gong JF, Wu AW, et al. Post-operative imatinib in patients with intermediate or high risk gastrointestinal stromal tumor[J]. Eur J Surg Oncol, 2011, 37 (4): 319-324.

(2016-01-16收稿；2016-04-08修回)

Small Intestinal Stromal Tumor with Repeat Gastrointestinal Bleeding: A Case Report

YANG Shanying, Lü Chan, CEN Rong.

Department of Digestive Endoscopy, Shuguang Hospital, Shanghai University of Traditional Chinese Medicine, Shanghai (200021)Correspondence to: CEN Rong, Email: ashleycen@sina.com

Gastrointestinal Hemorrhage;Small Intestinal Stromal Tumors;Capsule Endoscopy;Diagnosis

10.3969/j.issn.1008-7125.2016.08.016

*Email: yangshanying17@sina.cn

#本文通信作者，Email: ashleycen@sina.com