髖周皮紋不對(duì)稱在發(fā)育性髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良篩查中的意義

[摘要]"目的"探討髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱與發(fā)育性髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良（developmental"dysplasia"of"the"hip，DDH）的關(guān)系。方法"回顧性分析2017年1月至2022年12月在徐州醫(yī)科大學(xué)附屬徐州兒童醫(yī)院進(jìn)行DDH篩查的308名嬰兒。根據(jù)篩查原因?qū)⑵浞譃橛^察組（單純皮紋不對(duì)稱，n=116例）、臨床異常組（具有髖關(guān)節(jié)彈響、髖關(guān)節(jié)外展受限、雙下肢不等長(zhǎng)等臨床表現(xiàn)，n=92）和對(duì)照組（單純行髖關(guān)節(jié)篩查，n=100）。分析臨床評(píng)估結(jié)果及Graf法髖關(guān)節(jié)超聲檢查結(jié)果，比較各組病理性DDH的檢出率，計(jì)算髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱診斷病理性DDH的陽性預(yù)測(cè)值、陰性預(yù)測(cè)值、敏感度、特異性。結(jié)果"觀察組檢出病理性DDH"5例（4.31%）；臨床異常組檢出病理性DDH"28例（30.43%）；對(duì)照組檢出病理性DDH"4例（4.00%）。觀察組和對(duì)照組嬰兒的病理性DDH檢出率比較差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（χ2=0.909，P=0.592）；臨床異常組嬰兒的病理性DDH檢出率顯著高于對(duì)照組（χ2=24.109，Plt;0.001）。單純髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱對(duì)病理性DDH的陽性預(yù)測(cè)值為4.31%，陰性預(yù)測(cè)值為96.00%，敏感度為55.56%，特異性為46.38%。出現(xiàn)異常臨床表現(xiàn)對(duì)病理性DDH的陽性預(yù)測(cè)值為30.43%，陰性預(yù)測(cè)值為96.00%，敏感度為87.50%，特異性為60.00%。結(jié)論"單純髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱診斷病理性DDH的價(jià)值較低，應(yīng)更加重視是否存在其他臨床體征，以指導(dǎo)嬰兒的影像學(xué)篩查。

[關(guān)鍵詞]"發(fā)育性髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良；診斷；皮紋不對(duì)稱；髖關(guān)節(jié)超聲；新生兒髖關(guān)節(jié)篩查

[中圖分類號(hào)]"R726.8""""""[文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼]"A""""[DOI]"10.3969/j.issn.1673-9701.2024.22.019

Significance"of"the"asymmetry"of"skin"folds"around"the"hip"in"screening"for"developmental"dysplasia"of"the"hip

JING"Yan1，"SHEN"Yang2，"LI"Dajin2，"SUN"Qingzeng2

1.Department"of"Child"Health"Care，"Xuzhou"Children’s"Hospital"Affiliated"to"Xuzhou"Medical"University，"Xuzhou"221000，"Jiangsu，"China;"2.Department"of"Pediatric"Orthopedics，"Xuzhou"Children’s"Hospital"Affiliated"to"Xuzhou"Medical"University，Xuzhou"221000，"Jiangsu，"China

[Abstract]"Objective"To"investigate"the"relationship"between"asymmetry"of"skin"folds"around"the"hip"and"developmental"dysplasia"of"the"hip"（DDH）."Methods"A"retrospective"analysis"was"performed"on"308"infants"who"underwent"DDH"screening"at"Xuzhou"Children’s"Hospital"Affiliated"to"Xuzhou"Medical"University"from"January"2017"to"December"2022."According"to"screening"reasons，"they"were"divided"into"observation"group"（simple"asymmetry"of"skin"folds"around"the"hip，"n=116），"clinical"abnormality"group"（clinical"manifestations"such"as"hip"snap，"limited"hip"abduction，"unequal"length"of"lower"limbs，"n=92）"and"control"group"（simple"hip"screening，"n=100）."Clinical"evaluation"results"and"Graf"hip"ultrasonography"results"were"analyzed，"and"the"detection"rate"of"pathological"DDH"in"each"group"was"compared."The"positive"predictive"value，"negative"predictive"value，"sensitivity"and"specificity"of"pathological"DDH"were"calculated."Results"Five"cases"（4.31%）"were"detected"as"pathological"DDH"in"observation"group."Twenty-eight"cases"（30.43%）"were"detected"as"pathological"DDH"in"clinical"abnormality"group."Four"cases"（4.00%）"were"detected"with"pathological"DDH"in"control"group."There"was"no"significant"difference"in"detection"rate"of"pathological"DDH"between"observation"group"and"control"group"（χ2=0.909，"P=0.592）."The"detection"rate"of"pathological"DDH"in"clinical"abnormal"group"was"significantly"higher"than"that"in"control"group"（χ2=24.109，"Plt;0.001）."The"positive"predictive"value，"negative"predictive"value，"sensitivity"and"specificity"of"asymmetry"of"skin"folds"around"the"hip"for"pathological"DDH"were"4.31%，"96.00%，"55.56%"and"46.38%，"respectively."The"positive"predictive"value，"negative"predictive"value，"sensitivity"and"specificity"of"abnormal"clinical"manifestations"for"pathological"DDH"were"30.43%，"96.00%，"87.50%"and"60.00%，"respectively."Conclusion"The"value"of"asymmetry"of"skin"folds"around"the"hip"in"diagnosing"pathological"DDH"is"lower，"especially"whether"there"are"other"clinical"signs"to"guide"imaging"screening"of"infants.

[Key"words]"Developmental"dysplasia"of"the"hip;"Diagnosis;"Asymmetry"of"skin"folds;"Hip"ultrasonography;"Newborn"hip"screening

發(fā)育性髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良（developmental"dysplasia"of"the"hip，DDH）是一種嚴(yán)重的致殘性疾病，延遲診斷和治療可導(dǎo)致治療困難和不良預(yù)后[1]。因此，如何早發(fā)現(xiàn)、早診斷、早治療是臨床關(guān)注的重點(diǎn)。國(guó)內(nèi)大部分地區(qū)對(duì)嬰幼兒DDH采取選擇性篩查的策略，并將髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱作為髖關(guān)節(jié)篩查的一項(xiàng)重要臨床指征，而髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱在嬰幼兒的體檢中比較常見[2]。本研究旨在探討髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱與病理性DDH之間的關(guān)聯(lián)，從而為DDH的早期診治提供科學(xué)依據(jù)。

1""資料與方法

1.1""一般資料

回顧性分析2017年1月至2022年12月在徐州醫(yī)科大學(xué)附屬徐州兒童醫(yī)院進(jìn)行DDH篩查的308名嬰兒。根據(jù)篩查原因?qū)⑵浞譃橛^察組（單純髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱，n=116）、臨床異常組（髖關(guān)節(jié)彈響、髖關(guān)節(jié)外展受限、雙下肢不等長(zhǎng)等可疑臨床表現(xiàn)，n=92）和對(duì)照組（無髖關(guān)節(jié)皮紋不對(duì)稱、髖關(guān)節(jié)彈響、髖關(guān)節(jié)外展受限、雙下肢不等長(zhǎng)等可疑臨床表現(xiàn)，單純行髖關(guān)節(jié)篩查，n=100）。本研究經(jīng)徐州醫(yī)科大學(xué)附屬徐州兒童醫(yī)院倫理委員會(huì)審核批準(zhǔn)（倫理審批號(hào)：2021-06-"01-K16）。

1.2""納入、排除標(biāo)準(zhǔn)

納入標(biāo)準(zhǔn)：①年齡lt;6月齡；②足月產(chǎn)嬰兒；③有完整的臨床查體及髖關(guān)節(jié)B超Graf法檢查記錄。排除標(biāo)準(zhǔn)：①合并神經(jīng)系統(tǒng)疾病；②合并多關(guān)節(jié)攣縮等其他疾病；③早產(chǎn)兒。

1.3""研究方法

1.3.1""臨床檢查""由同一兒童骨科醫(yī)生進(jìn)行臨床評(píng)估。髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱包括腹股溝、大腿近端1/3、臀部皮膚皺褶的兩側(cè)數(shù)量不對(duì)等或高度不在同一水平。Ortolani或Barlow試驗(yàn)評(píng)價(jià)髖關(guān)節(jié)穩(wěn)定性，使用Allis征檢查股骨長(zhǎng)短，評(píng)估下肢長(zhǎng)度。正常髖關(guān)節(jié)定義為Ortolani或Barlow試驗(yàn)陰性，髖關(guān)節(jié)活動(dòng)范圍完全，雙下肢等長(zhǎng)。

1.3.2""超聲檢查""所有嬰兒均由同一超聲醫(yī)生進(jìn)行Graf法髖關(guān)節(jié)超聲檢查。Graf法分型Ⅱc～Ⅳ型髖關(guān)節(jié)定義為病理性DDH。Ⅱa、Ⅱb型髖關(guān)節(jié)歸為生理性髖關(guān)節(jié)；定期超聲隨訪觀察，只有在髖關(guān)節(jié)進(jìn)展為Graf法分型Ⅲ/Ⅳ型或難復(fù)性脫位時(shí)才給予治療。

1.4""統(tǒng)計(jì)學(xué)方法

采用SPSS"21.0軟件進(jìn)行數(shù)據(jù)統(tǒng)計(jì)分析。采用2×2列聯(lián)表計(jì)算敏感度和陽性預(yù)測(cè)值。計(jì)數(shù)資料以例數(shù)（百分率）[n（%）]表示，比較采用χ2檢驗(yàn)。計(jì)量資料符合正態(tài)分布的以均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差（）表示，比較采用方差分析。Plt;0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2""結(jié)果

2.1""三組嬰兒的一般資料比較

三組嬰兒的年齡、性別、胎次、胎位異常、家族史等比較差異均無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（Pgt;0.05），見表1。

2.2""三組嬰兒的Graf法檢查結(jié)果

三組嬰兒初次就診時(shí)的檢查結(jié)果見表2。觀察組生理性髖關(guān)節(jié)111名（95.69%），病理性DDH檢出5名（4.31%）；臨床異常組生理性髖關(guān)節(jié)64名（69.57%），病理性DDH檢出28例（30.43%）；對(duì)照組生理性髖關(guān)節(jié)96名（96.00%），病理性DDH檢出4例（4.00%）。觀察組和對(duì)照組嬰兒的病理性DDH檢出率比較差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（4.31%"vs."4.00%，χ2=0.909，P=0.592）；臨床異常組嬰兒的病理性DDH檢出率顯著高于對(duì)照組（30.43%"vs."4.00%，χ2=24.109，Plt;0.001）。

2.3""髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱和臨床異常表現(xiàn)診斷病理性DDH的價(jià)值

單純髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱對(duì)病理性DDH的陽性預(yù)測(cè)值為4.31%，陰性預(yù)測(cè)值為96.00%，敏感度為55.56%，特異性為46.38%。出現(xiàn)髖關(guān)節(jié)外展受限、或下肢不等長(zhǎng)、或關(guān)節(jié)彈響等異常臨床表現(xiàn)，對(duì)病理性DDH的陽性預(yù)測(cè)值為30.43%，陰性預(yù)測(cè)值為96.00%，敏感度為87.50%，特異性為60.00%。

3""討論

DDH是兒童骨科較常見疾病。嬰兒DDH的患病率為1‰～2‰，晚期髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良的發(fā)病率為1.28‰[3-4]。DDH的診斷年齡與其治療方案、預(yù)后關(guān)系密切，延遲診斷或治療可導(dǎo)致治療更為困難或不良預(yù)后。髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱作為髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良早期篩查的一項(xiàng)重要指征，被寫入教科書和診療指南[5-7]。在兒童骨科或保健門診中，越來越多的孩子因髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱就診并進(jìn)行后續(xù)檢查。但其對(duì)DDH的臨床意義受到越來越多的質(zhì)疑[8-10]。

早期報(bào)道認(rèn)為髖關(guān)節(jié)半脫位或脫位與大腿或臀部褶皺不對(duì)稱存在關(guān)系[11-12]；隨后的研究將這一關(guān)聯(lián)擴(kuò)展到髖臼發(fā)育不良[13]。一些研究聲稱髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱是DDH的一個(gè)指標(biāo)，因?yàn)榕c正常人群相比，DDH患者皮紋不對(duì)稱的發(fā)生率增加（27%～83%）[12，14]。?mero?lu等[15]研究表明單純髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱診斷髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良的敏感度和特異性分別為12.60%和96.00%，并認(rèn)為單獨(dú)存在或合并其他發(fā)現(xiàn)的嬰兒有較大風(fēng)險(xiǎn)出現(xiàn)髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良或髖關(guān)節(jié)脫位。皮紋不對(duì)稱在髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良患者中更常見，而在髖關(guān)節(jié)脫位患者中皮紋不對(duì)稱多伴有其他臨床表現(xiàn)。Louer等[16]認(rèn)為皮紋不對(duì)稱可作為新生兒髖關(guān)節(jié)篩查的危險(xiǎn)因素，可增加髖關(guān)節(jié)輕度發(fā)育不良的診斷，但可能導(dǎo)致過度治療。

Kang等[8]回顧分析584名進(jìn)行髖關(guān)節(jié)篩查的嬰兒，發(fā)現(xiàn)皮紋不對(duì)稱者達(dá)78.4%，但無一人診斷為DDH，因此認(rèn)為皮紋不對(duì)稱作為DDH診斷指標(biāo)的臨床意義不大。Touzopoulos等[9]研究表明不對(duì)稱或孤立的大腿皺褶表現(xiàn)，在無任何其他陽性體征或DDH危險(xiǎn)因素的情況下，對(duì)DDH的預(yù)測(cè)價(jià)值較低。一項(xiàng)對(duì)105名患兒進(jìn)行的回顧性研究發(fā)現(xiàn)，皮紋不對(duì)稱作為DDH單獨(dú)的臨床表現(xiàn)或與另一種臨床體征聯(lián)合的陽性預(yù)測(cè)值為0，而皮紋不對(duì)稱且存在其他2種臨床體征的患兒中，陽性預(yù)測(cè)值為100%[10]。

本研究中，單純髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱就診嬰兒的DDH檢出率僅為4.31%，與沒有髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱的對(duì)照組相比并無差異。而具有髖關(guān)節(jié)外展受限、或下肢不等長(zhǎng)、或髖關(guān)節(jié)彈響等臨床可疑征象嬰兒的DDH檢出率高達(dá)30.43%，提示單純髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱對(duì)DDH的診斷價(jià)值不大。眾所周知，理想的篩查指標(biāo)應(yīng)具有高敏感度和高特異性，以限制漏診、誤診的數(shù)量。顯然，單純髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱作為DDH的篩查指標(biāo)不具備上述特點(diǎn)。與之相反，髖關(guān)節(jié)外展受限、下肢不等長(zhǎng)或關(guān)節(jié)彈響等臨床指征具有較高的敏感度和特異性，這與國(guó)內(nèi)外研究結(jié)果相似[9，10，17]。

當(dāng)髖關(guān)節(jié)脫位時(shí)，股骨頭向上移動(dòng)，使股骨相對(duì)長(zhǎng)度變短，從而股骨周圍軟組織皺縮引起髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱。對(duì)單純髖臼發(fā)育不良而不伴脫位的嬰兒，由于不存在肢體短縮，理論上不會(huì)改變大腿近端的皮膚皺褶，因此髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱無法提示髖臼發(fā)育不良的存在。另外，當(dāng)發(fā)生髖關(guān)節(jié)脫位時(shí)，關(guān)節(jié)彈響、髖關(guān)節(jié)外展受限、下肢長(zhǎng)度不對(duì)稱較髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱更易被發(fā)現(xiàn)，因而髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱對(duì)DDH的診斷意義有限。

兒科醫(yī)生、基層兒童保健醫(yī)生將髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱作為篩查DDH的一項(xiàng)常用指標(biāo)，是因?yàn)椴恍枰獙I(yè)體格檢查便能發(fā)現(xiàn)髖周皮紋不對(duì)稱的存在。臨床工作中發(fā)現(xiàn)，篩查髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱的嬰兒往往比較肥胖，脂肪堆積不對(duì)稱造成假象，或由于體位原因，手指把持肢體時(shí)的力度不一致也易造成皮紋不對(duì)稱的現(xiàn)象[9]。有研究表明，不對(duì)稱或孤立的大腿皺褶可見于25%的健康嬰兒[12，18-19]。而將這些單純皮紋不對(duì)稱的孩子轉(zhuǎn)診至?？漆t(yī)院增加了門診工作量，并可能導(dǎo)致過度檢查和治療。

本研究仍存在不足之處：首先，對(duì)髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱的定義缺乏嚴(yán)格標(biāo)準(zhǔn)，僅依據(jù)記錄中提供的資料，未對(duì)皮紋具體部位進(jìn)行區(qū)分，有可能將“非真正皮紋不對(duì)稱”者納入研究；其次，在定義病理性DDH時(shí)，將Ⅱa、Ⅱb型髖關(guān)節(jié)排除在外，并缺乏長(zhǎng)期隨訪結(jié)果，從而降低病理性DDH的檢出率，可能影響研究結(jié)果的可靠性。后續(xù)仍需前瞻性的長(zhǎng)期隨訪研究。

綜上，單純的髖關(guān)節(jié)周圍皮紋不對(duì)稱對(duì)診斷嬰兒DDH的價(jià)值較低，而髖關(guān)節(jié)外展受限、下肢不等長(zhǎng)或髖關(guān)節(jié)異常彈響具有較大臨床意義，可作為進(jìn)一步影像學(xué)檢查的重要指標(biāo)。

利益沖突：所有作者均聲明不存在利益沖突。

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（收稿日期：2024–03–13）

（修回日期：2024–06–28）