主動(dòng)脈弓下緣高位支氣管動(dòng)脈瘤診治1例

周賢哲 楊建峰 周建煒

[摘要]?支氣管動(dòng)脈瘤（bronchial?artery?aneurysm，BAA）在外周血管動(dòng)脈瘤中較為罕見，目前國內(nèi)外尚無多中心流行病學(xué)統(tǒng)計(jì)數(shù)據(jù)，大多為個(gè)案報(bào)道，發(fā)病于主動(dòng)脈弓下的高位BAA目前尚無報(bào)道。本研究報(bào)道1例紹興市人民醫(yī)院收治的反復(fù)咳嗽、咳痰、咯血的患者，入院后支氣管動(dòng)脈CT血管成像提示：主動(dòng)脈弓下緣見長徑約7mm動(dòng)脈瘤。后完善相關(guān)檢查后行支氣管動(dòng)脈栓塞術(shù)，術(shù)程順利，術(shù)后患者咯血停止。出院1年余隨訪，咯血癥狀消失。

[關(guān)鍵詞]?咯血；支氣管動(dòng)脈瘤；栓塞術(shù)；討論

[中圖分類號(hào)]?R543.5?；R562.2????[文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼]?A????[DOI]?10.3969/j.issn.1673-9701.2024.17.030

動(dòng)脈瘤是因動(dòng)脈壁病變或損傷導(dǎo)致動(dòng)脈直徑超過正常管徑50%的永久性擴(kuò)張性病變，一般以搏動(dòng)性包塊為主要表現(xiàn)，可見于任何動(dòng)脈。對(duì)比發(fā)病于其他外周血管的動(dòng)脈瘤，支氣管動(dòng)脈瘤（bronchial?artery?aneurysm，BAA）則極為罕見，總結(jié)現(xiàn)有BAA病例，可發(fā)現(xiàn)如下特點(diǎn)：男性患者居多，一般以長期支氣管擴(kuò)張為原發(fā)疾病，多位于肺門或肺實(shí)質(zhì)內(nèi)，大多瘤體直徑超過10mm，部分為多發(fā)串聯(lián)BAA[1-5]。本例BAA，其發(fā)病位置高，位于主動(dòng)脈弓下中上縱隔，直徑較小，發(fā)病于該位置的BAA目前尚無報(bào)道，在臨床中極易漏診、誤診。現(xiàn)將該病例匯報(bào)如下。

1??病例資料

女性患者，79歲，主因“反復(fù)咳嗽咳痰咯血50余年，再發(fā)2d”入院，2d前癥狀再發(fā)，出現(xiàn)咯血，陣發(fā)性，8～9口，色鮮紅，合計(jì)量約250ml。既往有“支氣管哮喘、慢阻肺、骨質(zhì)疏松”病史。影像學(xué)檢查結(jié)果：支氣管動(dòng)脈CT血管成像：雙側(cè)支氣管動(dòng)脈增粗、延長、走行迂曲，中縱隔見多發(fā)異常強(qiáng)化血管影，左側(cè)支氣管動(dòng)脈開口較高，發(fā)出后斜向上走行，主干內(nèi)徑約2.0mm；右側(cè)支氣管動(dòng)脈與右側(cè)內(nèi)乳動(dòng)脈交通，主干直徑約2.4mm；于主動(dòng)脈弓下緣見動(dòng)脈瘤，體積約7mm×6mm×5mm，載瘤血管為左側(cè)支氣管動(dòng)脈，兩肺散在支氣管擴(kuò)張伴慢支炎（圖1）。實(shí)驗(yàn)室檢查無明顯有意義指標(biāo)，體格檢查：雙肺聞及哮鳴音，余無殊。后排除相關(guān)禁忌后行支氣管動(dòng)脈栓塞術(shù)：右股動(dòng)脈穿刺后，引入5.0F導(dǎo)管鞘及5.0F造影導(dǎo)管，導(dǎo)管插入左側(cè)支氣管動(dòng)脈后行數(shù)字剪影血管造影（digital?subtraction?angiography，DSA）造影，造影結(jié)果：左支氣管動(dòng)脈增粗，發(fā)出后斜向上走行，于主干中段見動(dòng)脈瘤，遠(yuǎn)端呈串珠狀改變，微導(dǎo)管多次超選難以進(jìn)入瘤體，遂在左側(cè)支氣管動(dòng)脈近瘤體處注入500～700μm?Embosphere栓塞微球1瓶及明膠海綿顆粒少許栓塞，主干再用波科公司3mm直徑彈簧圈一枚栓塞，復(fù)查造影示血管栓塞良好，畸形血管消失；再行右側(cè)鎖骨下動(dòng)脈造影，見右側(cè)支氣管動(dòng)脈發(fā)自右內(nèi)乳動(dòng)脈，患者血管明顯迂曲，換用多種導(dǎo)管反復(fù)嘗試無法超選入右側(cè)支氣管動(dòng)脈，考慮手術(shù)時(shí)間較長（約140min），患者咯血已停止，告知患方后擇期行經(jīng)橈動(dòng)脈入路右側(cè)支氣管動(dòng)脈栓塞。術(shù)后患者觀察3d，偶有少量暗紅色陳舊血痰，無新發(fā)咯血。術(shù)后1年隨訪，未再出現(xiàn)明顯咯血。

2??討論

2.1??支氣管動(dòng)脈瘤分類

BAA極為罕見，據(jù)國內(nèi)外多項(xiàng)研究報(bào)道，接受支氣管動(dòng)脈DSA造影的人群中，BAA的患病率<1%[6]，臨床無特異性癥狀，多表現(xiàn)為咯血、胸痛、呼吸困難、暈厥、甚至出血性休克等，在其未破裂時(shí)也可能沒有明顯臨床癥狀[2]。BAA的病因分類方法較多，部分研究者將其分為先天及后天性；后d性又可分為隱源性（特發(fā)型）、炎癥因子刺激型（支氣管擴(kuò)張、慢性支氣管炎、肺曲菌感染等）。正是由于炎性物質(zhì)長期刺激，導(dǎo)致支氣管動(dòng)脈走行迂曲紊亂、血管內(nèi)膜薄弱，最后局部動(dòng)脈瘤形成，在胸腔壓力發(fā)生巨大變化的情況下突然破裂；按照位置的不同也可分為肺門型、肺內(nèi)型、縱隔型[3]。

2.2??支氣管動(dòng)脈瘤不同手術(shù)方式

對(duì)于BAA的治療，現(xiàn)暫無相關(guān)手術(shù)指南，綜合國內(nèi)外已有文獻(xiàn)，傳統(tǒng)治療方式多為外科手術(shù)治療，但外科手術(shù)因其創(chuàng)傷較大、手術(shù)過程復(fù)雜不便、對(duì)患者各項(xiàng)生命體征要求高、術(shù)后恢復(fù)時(shí)間長、費(fèi)用高、并發(fā)癥多，且大部分需要體外循環(huán)配合，故較少使用，只在介入治療有禁忌或介入治療操作困難時(shí)采用（例如支氣管動(dòng)脈極度迂曲，微導(dǎo)管難以到達(dá)的情況下）[4]。隨著微創(chuàng)介入器械的不斷更新，栓塞介入治療已成為主要治療方式，其具有操作相對(duì)簡便易行、對(duì)患者生命體征要求不高、術(shù)后恢復(fù)快等優(yōu)勢(shì)，術(shù)式包括經(jīng)動(dòng)脈血管栓塞、主動(dòng)脈覆膜支架覆蓋等。

依據(jù)現(xiàn)有文獻(xiàn)報(bào)道，可將BAA分為近端及遠(yuǎn)端動(dòng)脈瘤，而不同位置的BAA，手術(shù)方式大不相同[5]?？拷夤軇?dòng)脈開口處的動(dòng)脈瘤，因?qū)Ч苋狈Ψ€(wěn)定支撐點(diǎn)，彈簧圈填塞后有移位風(fēng)險(xiǎn)，且超選過程中極易損傷瘤體，若同時(shí)合并寬頸動(dòng)脈瘤，則處理更為棘手，需主動(dòng)脈覆膜支架協(xié)助覆蓋責(zé)任血管[7]。但其后期出現(xiàn)側(cè)支血管交通或出現(xiàn)其他疾?。ㄈ缈┭┬枰槿胫委煏r(shí)相關(guān)器械入路困難，支架覆蓋后周邊脊髓血管有缺血風(fēng)險(xiǎn)，另外覆膜支架價(jià)格較為昂貴，術(shù)后不排除有內(nèi)漏形成可能，故目前較少使用。

對(duì)于支氣管動(dòng)脈中遠(yuǎn)端動(dòng)脈瘤，目前較為常用的方法是經(jīng)導(dǎo)管超選到責(zé)任支氣管動(dòng)脈主干，然后依據(jù)病灶的特點(diǎn)注入明膠海綿、PVA、彈簧圈及某些液體栓塞劑等栓塞材料[8]。明膠海綿顆粒約2周左右可被人體吸收，故一般不單獨(dú)運(yùn)用栓塞BAA，一般用于封堵支氣管動(dòng)脈主干。生物微球是一種永久性栓塞材料，具有組織相容性好、無抗原性、無毒的優(yōu)點(diǎn)；但使用該類栓塞劑需注意，直徑過小的微球極易通過支氣管動(dòng)脈-肺動(dòng)脈交通支造成異位栓塞，現(xiàn)大多使用350～500μm的PVA顆粒，顆粒大小較為均勻，栓塞時(shí)緩慢地充盈和閉塞BAA的遠(yuǎn)端血管，后期再通和周圍側(cè)支循環(huán)形成可能性較小，遠(yuǎn)期止血效果較好[9]。彈簧圈是永久性栓塞材料，其通過密實(shí)充填周圍血管壁，阻止血液流入從而達(dá)到永久性栓塞的目的，常用于動(dòng)脈瘤的栓塞，一般彈簧圈直徑至少為血管直徑的120%[10]。但一般不用于支氣管動(dòng)脈主干的栓塞，其原因一是難以填充致密，二是咯血復(fù)發(fā)后再次介入干預(yù)較為困難。相關(guān)液體栓塞劑，如Onyx膠等也有使用，液體類栓塞劑的最大優(yōu)勢(shì)是能致密填塞血管，栓塞劑之間幾乎沒有間隙，但其流動(dòng)方向不可控，對(duì)術(shù)者操作水平要求高、有一定毒性、價(jià)格較貴，因此目前并未廣泛使用。

對(duì)于多種不用種類的栓塞劑，筆者認(rèn)為上述栓塞劑應(yīng)聯(lián)用，盡可能發(fā)揮不同栓塞劑的優(yōu)勢(shì)，最大程度地防止BAA的復(fù)發(fā)。彈簧圈可用于密實(shí)填塞瘤體，PVA顆粒和微球可填充在支氣管動(dòng)脈遠(yuǎn)端，支氣管動(dòng)脈近端可放置明膠海綿，因其可被機(jī)體吸收，一般不會(huì)造成支氣管壁壞死，若今后部分遠(yuǎn)端血管網(wǎng)再通，也有再次手術(shù)的機(jī)會(huì)；一般在栓塞的時(shí)候，應(yīng)選擇合適的栓塞材料逐級(jí)栓塞，操作過程應(yīng)輕柔緩慢，栓塞血管的順序應(yīng)由細(xì)到粗，確保已栓塞的血管不留空隙，避免“假栓塞征”的出現(xiàn)。

既往研究報(bào)道的BAA多數(shù)長徑>10mm，且載瘤血管管徑較粗，有利于栓塞。就本病例而言，與其他研究報(bào)道的BAA手術(shù)過程略有差異[2-3，5]。動(dòng)脈瘤位于左側(cè)支氣管動(dòng)脈中段，主動(dòng)脈弓下緣，雖然瘤體不大，但開口處角度較陡、位置較高，對(duì)導(dǎo)管超選勾掛不利，導(dǎo)管反復(fù)操作，有損傷血管內(nèi)膜致支氣管動(dòng)脈夾層可能；且發(fā)出后走行蜿蜒迂曲，反復(fù)嘗試微導(dǎo)管、彈簧圈推送導(dǎo)絲難以進(jìn)入，因此對(duì)瘤體及遠(yuǎn)端血管用微球致密填塞，血管近端用明膠海綿及1枚3mm彈簧圈填塞，再次造影時(shí)異常血管影消失。術(shù)后1年余電話隨訪，未再出現(xiàn)明顯咯血。

2.3??BAA術(shù)前準(zhǔn)備與影像診斷

關(guān)于BAA行血管栓塞術(shù)的術(shù)前準(zhǔn)備及影像學(xué)診斷，筆者認(rèn)為術(shù)前應(yīng)完善胸部CT血管成像，明確BAA的位置（需特別注意其位于支氣管動(dòng)脈近端還是遠(yuǎn)端）、數(shù)量、直徑、與周圍結(jié)構(gòu)的關(guān)系、瘤頸的寬度、內(nèi)部有無鈣化、載瘤支氣管動(dòng)脈是否與其他血管交通，是否由異位支氣管動(dòng)脈發(fā)出等，后兩者對(duì)術(shù)中血管栓塞的先后順序尤為重要。例如：胸廓內(nèi)動(dòng)脈分支與支氣管動(dòng)脈交通時(shí)，若先栓塞較低位的原位支氣管動(dòng)脈，則可能造成栓塞劑經(jīng)胸廓內(nèi)動(dòng)脈反流至鎖骨下動(dòng)脈，一旦顆粒進(jìn)入椎動(dòng)脈，極易引發(fā)醫(yī)源性腦梗死，造成難以挽回的后果。

對(duì)于BAA的影像學(xué)診斷，尤其是近段靠近縱隔、肺門周圍的近端動(dòng)脈瘤，有誤診的可能[11]。本例患者初期在CT平掃上誤診為稍腫大的淋巴結(jié)，險(xiǎn)些貽誤治療，筆者認(rèn)為可從如下方面加以鑒別：影像學(xué)有意義的縱隔及肺門淋巴結(jié)腫大需短徑>10mm，一般多發(fā)淋巴結(jié)腫大，應(yīng)結(jié)合相關(guān)臨床病史（如結(jié)節(jié)病、淋巴瘤、惡性腫瘤等），基本不會(huì)局限于某一分區(qū)，PET-CT表現(xiàn)為淋巴結(jié)分布區(qū)高攝取灶；若為BAA，患者多數(shù)情況下有長期支氣管擴(kuò)張及慢支炎病史，增強(qiáng)CT示縱隔、肺門周圍存在較多走行散亂小結(jié)節(jié)樣血管影，通過CT血管成像重建圖像則能明確診斷。若在胸部CT薄層平掃中發(fā)現(xiàn)縱隔內(nèi)孤立性稍大結(jié)節(jié)或一側(cè)肺門明顯增大的情況下建議完善增強(qiáng)檢查待排相關(guān)血管病變；對(duì)臨床提示長期支擴(kuò)患者需重點(diǎn)觀察縱隔及肺門周圍的血管是否有增粗、瘤樣擴(kuò)張。

綜上，BAA雖罕見，但突發(fā)破裂對(duì)患者生命預(yù)后影響極大。在增強(qiáng)CT閱片中不應(yīng)放過異常結(jié)節(jié)樣或迂曲血管強(qiáng)化影；BAA的發(fā)病位置對(duì)術(shù)式的選擇影響較大，應(yīng)具體分析；術(shù)前應(yīng)完善相關(guān)CT血管成像檢查，術(shù)中輕柔、緩慢操作。最后，BAA一經(jīng)發(fā)現(xiàn)不應(yīng)拘泥其大小，應(yīng)限期手術(shù)干預(yù)解除。對(duì)于本病例，筆者今后將繼續(xù)隨訪其療效。

利益沖突：所有作者均聲明不存在利益沖突。

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（收稿日期：2024–03–15）

（修回日期：2024–04–09）