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    誤診為視神經(jīng)炎的非經(jīng)典型Foster Kennedy綜合征1例

    2021-05-21 06:26:22樸光明盧嘉琪羅于藍(lán)黃若靜
    關(guān)鍵詞:視盤腦膜瘤右眼

    樸光明 盧嘉琪 羅于藍(lán) 黃若靜

    暨南大學(xué)附屬第一醫(yī)院眼科,廣州 510630

    Foster Kennedy 綜合征是一種少見的神經(jīng)系統(tǒng)疾病,其中非經(jīng)典型Foster Kennedy 綜合征在疾病發(fā)展的中晚期可表現(xiàn)為雙側(cè)視乳頭水腫繼發(fā)一側(cè)視神經(jīng)萎縮[1],易被誤診為視神經(jīng)炎而延誤治療。本文報道1 例非經(jīng)典型Foster Kennedy 綜合征患者的診治過程,并探討其發(fā)病機(jī)制、鑒別及預(yù)后,為此類患者診治提供參考,現(xiàn)報道如下。

    1 病例資料

    患者,男,45歲,因“右眼視物不見3月余,左眼視力下降2個月”于2019年9月12日入院。患者自訴3月余前右眼視物不見,2 個月前左眼視力進(jìn)行性下降,伴有嗅覺喪失及輕度頭痛,不伴眼紅眼痛,期間患者曾于外院就診,診斷為“視神經(jīng)炎”,未做特殊治療?;颊呒韧达L(fēng)病史3年,否認(rèn)高血壓、糖尿病等慢性病史,無眼科相關(guān)病史。眼科??茩z查:右眼第一眼位輕度外斜,視力無光感,瞳孔直徑5 mm,直接對光反射消失,間接對光反射存在,相對性傳入性瞳孔障礙(+),視盤顳側(cè)蒼白,鼻側(cè)充血水腫,隆起約2 D,邊界尚清,網(wǎng)膜靜脈迂曲擴(kuò)張,余未見明顯異常(圖1A);左眼視力0.2,瞳孔3 mm,對光反射存在,視盤充血水腫明顯,隆起約4 D,邊界不清,網(wǎng)膜靜脈迂曲擴(kuò)張,余未見明顯異常(圖1B)。雙眼眼壓均為17 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa)。神經(jīng)專科檢查:雙側(cè)肢體肌力肌張力正常,病理征未引出。血液檢查:促甲狀腺素及促腎上腺皮質(zhì)激素稍偏低,泌乳素稍偏高。視野:右眼全盲,左眼僅存中央10°視野。光學(xué)相干斷層掃描:雙眼視乳頭水腫明顯(圖1C、1D),右眼最高約1 200 μm,左眼最高約600 μm,雙眼黃斑區(qū)神經(jīng)節(jié)細(xì)胞層變薄,右眼為著。頭顱MR:前顱窩底巨大占位,大小約7.3 cm×6.7 cm×4.1 cm,T1、T2 呈等信號,增強(qiáng)掃描可見腫瘤中度強(qiáng)化,腫瘤邊界清楚,稍偏向右側(cè),周圍水腫明顯,空蝶鞍,雙側(cè)額葉及右側(cè)腦室受壓,左側(cè)腦室輕度擴(kuò)大(圖2)。腦血管造影術(shù):腫瘤染色明顯,頸內(nèi)動脈造影示腫瘤主要由眼動脈分支及大腦前動脈細(xì)分支供血。腰椎穿刺術(shù):進(jìn)針后有清亮腦脊液流出,測壓為25 cm水柱。臨床診斷:(1)巨大嗅溝腦膜瘤;(2)非經(jīng)典型Foster Kennedy 綜合征;(3)空蝶鞍綜合征;(4)痛風(fēng)?;颊咿D(zhuǎn)入神經(jīng)外科行冠狀切口雙額下腦膜瘤切除術(shù),并進(jìn)行顱底重建及硬腦膜修補(bǔ),術(shù)畢置入顱內(nèi)壓探頭。術(shù)后病理:非典型腦膜瘤,WHO Ⅱ型(圖2D)。術(shù)后1個月患者右眼視力無光感,視盤蒼白明顯(圖3A);左眼視力0.15,視盤水腫充血較前明顯減輕,色蒼白,邊界較入院清晰(圖3B);雙眼視野與入院時基本相同;光學(xué)相干斷層掃描提示雙眼黃斑區(qū)神經(jīng)節(jié)細(xì)胞層厚度較入院時降低。術(shù)后隨訪1年,患者右眼無光感,左眼視力維持在0.1。

    圖1 非經(jīng)典型Foster Kennedy 綜合征患者術(shù)前3 d雙眼眼底彩照及視盤三維重建(A 示右眼視盤顳側(cè)蒼白,鼻側(cè)稍水腫,顳側(cè)見Paton 線(細(xì)箭頭);B 示左眼視盤充血水腫,呈菌型隆起,血管迂曲;C 示右眼視乳頭隆起,坡度約39°;D 示左眼視乳頭較右眼隆起度高,坡度約50°)

    2 討 論

    Foster Kennedy 綜合征由福斯特·肯尼迪(Foster Kennedy)于1911 年首次提出,描述為因顱內(nèi)占位造成的單側(cè)視神經(jīng)萎縮伴對側(cè)視乳頭水腫[1]。引起Foster Kennedy綜合征的占位病變常位于嗅溝、大腦鐮狀窩、蝶翼或額下區(qū),而嗅溝腦膜瘤是其中常見的病變,患者常伴有嗅覺障礙[2]。

    Foster Kennedy 綜合征因不同的發(fā)病機(jī)制可有不同分型。Foster Kennedy 推測視神經(jīng)萎縮主要由于顱內(nèi)腫瘤的直接壓迫所致,隨著腫瘤的生長,顱內(nèi)壓力逐漸升高,從而引起對側(cè)視乳頭水腫[1]。但有研究發(fā)現(xiàn)僅22%的病例支持這一假設(shè),另有33%考慮雙側(cè)視神經(jīng)受壓所致,2%考慮由于長期存在的顱內(nèi)壓升高而沒有直接壓迫視神經(jīng),單側(cè)視神經(jīng)萎縮是雙側(cè)視乳頭水腫不對稱的表現(xiàn)[3]。Foster Kennedy 將其歸納為3 種類型:I 型即經(jīng)典型,表現(xiàn)為一側(cè)視神經(jīng)原發(fā)性萎縮,對側(cè)視乳頭水腫;Ⅱ型即雙側(cè)視乳頭水腫繼發(fā)一側(cè)視神經(jīng)萎縮;Ⅲ型即雙側(cè)視乳頭水腫繼發(fā)雙側(cè)視神經(jīng)萎縮[4]。結(jié)合該患者的病例特點,診斷為非經(jīng)典型Foster Kennedy 綜合征,其中術(shù)前為Ⅱ型,術(shù)后1個月轉(zhuǎn)變?yōu)棰笮汀?/p>

    顱內(nèi)高壓引起的視乳頭水腫常被診斷為視神經(jīng)炎而延誤治療。視神經(jīng)炎發(fā)病較急,多數(shù)為單眼患病,早期視力即明顯下降,視野可有中心或旁中心暗點,可伴有眼球轉(zhuǎn)動痛,經(jīng)激素治療后多可恢復(fù)視力。顱內(nèi)高壓引起的視乳頭水腫發(fā)病常較緩慢,多數(shù)為雙眼患病,早期中心視力下降不明顯,早期視野表現(xiàn)為生理盲點擴(kuò)大,進(jìn)而視野向心性縮小,最終無光感,可伴頭痛等神經(jīng)系統(tǒng)癥狀,晚期即使壓力解除視力也多難以逆轉(zhuǎn)[5-6]。此外,顱內(nèi)高壓引起的視乳頭水腫隆起高度可明顯高于視神經(jīng)炎,常隆起>3 D,邊緣可見視網(wǎng)膜皺褶形成的同心性弧形線紋(paton 線)。本案例中,通過光學(xué)相干斷層掃描切面可以觀察到視盤周圍網(wǎng)膜結(jié)構(gòu)有向上隆起趨勢(圖1C、1D),這些征象提示患者視乳頭水腫是由篩板后顱內(nèi)高壓的機(jī)械作用引起的。計算機(jī)斷層掃描(CT)和磁共振成像(MRI)對于顱內(nèi)視神經(jīng)壓迫性病變的確診具有決定性的意義。視乳頭水腫需要必要的檢查來排除顱內(nèi)高壓可能,早期正確的診斷和及時的治療對視力預(yù)后至關(guān)重要。

    圖2 非經(jīng)典型Foster Kennedy綜合征患者術(shù)前3 d顱腦MRI及術(shù)后腫物病理結(jié)果[A示前顱窩底腫瘤不完全性壓迫右側(cè)視神經(jīng)(細(xì)箭頭);B示腫瘤與右側(cè)視神經(jīng)及視交叉相貼(粗箭頭);C示腫瘤偏向右側(cè),右側(cè)腦室受壓明顯;D示腫瘤細(xì)胞呈束狀,伴有砂粒體形成及骨化生(伊紅染色 ×100)]

    圖3 非經(jīng)典型Foster Kennedy綜合征患者術(shù)后1個月雙眼眼底彩照(A示右眼視盤蒼白;B示左眼視盤蒼白)

    顱內(nèi)占位病變對視神經(jīng)的損傷機(jī)制相當(dāng)復(fù)雜。嗅溝腦膜瘤約占顱內(nèi)腫瘤的2%,主要由篩板和蝶骨上方的腦膜形成[7]?;谛釡夏X膜瘤本身可能起源于視神經(jīng)附近,在腫瘤不斷生長的過程中,可直接壓迫視神經(jīng),又可通過顱內(nèi)容物間接壓迫,這是造成原發(fā)性視神經(jīng)萎縮的原因。同時在發(fā)病的中晚期,隨著顱內(nèi)壓進(jìn)一步增高,顱內(nèi)高壓可能成為影響病情的主導(dǎo)因素?;颊叱霈F(xiàn)明顯的視乳頭水腫,部分可以出現(xiàn)頭痛不適,臨床多在此期確診。本例Foster Kennedy 綜合征可能是顱內(nèi)高壓與腫瘤壓迫的共同作用結(jié)果。因雙側(cè)視神經(jīng)所受到的顱內(nèi)高壓與腫瘤壓迫作用力的不一致性,即表現(xiàn)為一側(cè)視神經(jīng)萎縮,對側(cè)視乳頭水腫?;颊咝g(shù)前檢查發(fā)現(xiàn)雙眼視乳頭雖均有不同程度的水腫,但右眼視力早已無光感,視神經(jīng)傾向于萎縮改變,除外自身視神經(jīng)解剖差異影響,不排除視神經(jīng)萎縮眼受到一定程度的神經(jīng)壓迫。MRI 提示腦膜瘤稍偏向右側(cè),其腫瘤底部對右側(cè)視神經(jīng)有不完全性的壓迫(圖2A),且右側(cè)腦室受壓明顯(圖2C),這支持了共同作用假說。另外,腦血管造影術(shù)顯示腫瘤主要由眼動脈等供血,是否通過腫瘤“竊血”現(xiàn)象減少了視神經(jīng)的血供從而影響視神經(jīng)的萎縮進(jìn)展,有待進(jìn)一步研究。

    顱內(nèi)壓升高及神經(jīng)壓迫可導(dǎo)致包括視力喪失在內(nèi)的多種神經(jīng)系統(tǒng)后遺癥。顱內(nèi)壓升高并維持2 周以上,可致視乳頭水腫,最終視神經(jīng)萎縮[8]。視乳頭水腫表現(xiàn)為視網(wǎng)膜上的神經(jīng)節(jié)細(xì)胞及視神經(jīng)軸突丟失[9]。光學(xué)相干斷層掃描具有無創(chuàng)性、標(biāo)準(zhǔn)化、可重復(fù),可以通過視盤三維重建直觀了解水腫程度,并可進(jìn)行神經(jīng)節(jié)細(xì)胞分析,易于在術(shù)前術(shù)后評估病情,指導(dǎo)治療。本例患者術(shù)后1 個月雙眼視乳頭隆起降低,呈萎縮趨勢,雙眼黃斑區(qū)神經(jīng)節(jié)細(xì)胞損失較明顯,提示術(shù)后視力改善不明顯。

    Foster Kennedy 綜合征的診治需要多學(xué)科參與。一項研究顯示約60%患者在接受及時的視神經(jīng)減壓治療后,視力有一定程度的改善[6,10]。癥狀持續(xù)時間小于 7 個月,術(shù)前視力尚可,病灶周圍存在完整的蛛網(wǎng)膜,則視力預(yù)后較好[5]。作為眼科醫(yī)生,應(yīng)告知神經(jīng)外科醫(yī)生術(shù)中盡量減少對顱內(nèi)段視神經(jīng)的損傷,必要時術(shù)后監(jiān)測顱內(nèi)壓,避免顱內(nèi)壓較大波動。圍手術(shù)期患者需要定期行光學(xué)相干斷層掃描檢查,記錄視乳頭水腫及視神經(jīng)萎縮的程度,進(jìn)行眼科相關(guān)的治療,以獲得最大的視力康復(fù)。

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