宮角妊娠并胎盤植入引起子宮破裂一例并文獻復習

朱倩婧，路雪，任俊穎，張葉璇，王佳，趙艷暉

宮角妊娠是一種罕見的異位妊娠，發(fā)生在子宮連接輸卵管的交界處，發(fā)生率僅占異位妊娠的2%～4%，據(jù)報道其死亡率高達2%[1]。宮角部血供豐富，蛻膜發(fā)育差，易受到胎盤絨毛的侵蝕，隨后發(fā)生胎盤植入和子宮破裂的可能性大大增加，宮角妊娠破裂后極易引起大出血而危及母兒生命。大部分患者在孕早期診斷出宮角妊娠而終止妊娠，但是由于8周后超聲對宮角妊娠的診斷率下降[2]，部分患者會漏診而引起嚴重的并發(fā)癥。吉林大學第二醫(yī)院（我院）近期收治1例宮角妊娠合并胎盤植入引起子宮破裂患者，回顧其病例并復習相關文獻。

1 病例資料

患者 女，35歲，因停經(jīng)23周，突發(fā)下腹部疼痛10 h，于2018年2月9日7∶00急診收入我院。孕4產(chǎn)1（G4P1），2013年順產(chǎn)一男性活嬰，2015年藥物流產(chǎn)1次，2016年人工流產(chǎn)1次。既往月經(jīng)不規(guī)律，經(jīng)期4～5 d，月經(jīng)周期30～50 d，無痛經(jīng)，無血塊。末次月經(jīng)2017年9月1日，預產(chǎn)期2018年6月8日?；颊咄＝?jīng)10+2周于當?shù)蒯t(yī)院行超聲檢查發(fā)現(xiàn)懷孕，后規(guī)律產(chǎn)檢，未見明顯異常。2018年2月8日21∶00患者無明顯誘因突發(fā)下腹部疼痛，呈持續(xù)性銳痛，陣發(fā)性加重，不向其他處放射，不伴腹脹，伴惡心、嘔吐，嘔吐物為胃內(nèi)容物。2018年2月8日于外院行急診腹部及盆腔計算機斷層掃描（CT）檢查，結果示：盆腹腔積液、積血，子宮周圍為著。血常規(guī)示：白細胞計數(shù)（WBC）14.1×109/L，中性粒細胞百分比（NEUT%）81%，血紅蛋白（HGB）92 g/L。為求進一步診治轉入我院治療。我院急診超聲結果示：宮內(nèi)單活胎，孕齡約22+3周，盆腹腔積液，肝前、肝腎間隙、脾腎間隙可見液性暗區(qū)，較深處位于左下腹，深約7.7 cm。急診以“盆腹腔積液”收入我院外科。入院后體格檢查：體溫36.5℃，脈搏96次/min，呼吸22次/min，血壓90/65 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa）。急性痛苦面容，腹膨隆，未見確切手術瘢痕，下腹部壓痛陽性，反跳痛陽性，左下腹為著。叩診濁音，肝脾未觸及，肝腎區(qū)叩痛陰性，移動性濁音陽性。請產(chǎn)科會診查相關?？魄闆r：宮高22 cm，子宮輪廓清，未觸及明顯宮縮，胎心123次/min，無應激試驗（non-stress test，NST）反應型，宮口未開，陰道無出血流液，不排除子宮破裂的可能性。入院診斷：1.腹痛待查；2.盆腹腔積液；3.妊娠狀態(tài)，G4P1，妊娠 23 周；4.子宮破裂？

2018年2月9日8∶30分患者腹痛加劇，伴頭暈、煩躁，復查HGB 84 g/L，行產(chǎn)科檢查宮縮未觸及，胎心音未聞及，考慮胎死宮內(nèi)?？焖偻晟菩g前相關檢查，積極備血輸血抗休克治療，9∶00行急診剖腹探查術。術中子宮周邊、盆腔、肝下、左側、右側結腸旁溝可見暗紅色血性液體和凝血塊，吸凈腹腔內(nèi)液體和凝血塊約1 500 mL。腹膜藍染，見子宮明顯增大，左側宮底近宮角處向外突出約6 cm×5 cm，子宮壁血管曲張，將子宮體、子宮底部脫出，見左側宮角有一約2 cm×1 cm破裂口，破裂口處見胎盤樣組織且有活動性出血。紗布壓迫止血，請產(chǎn)科會診協(xié)助手術，經(jīng)家屬同意后，行剖宮取胎術。橫行剖開子宮前壁長約3 cm，吸凈羊水后，臀位取出一女性死嬰。順臍帶探及胎盤，胎盤大面積植入于左側宮角處，胎盤植入部位無明顯肌層組織，穿透漿膜層?？紤]胎盤植入面積大無法剝離，子宮內(nèi)有大量活動性出血，無法行單純修補術，經(jīng)家屬同意后行子宮次全切除術，后探查雙附件未見明顯異常，經(jīng)右下腹留置盆腔引流管1根。手術順利，術中出血約1 000 mL，清出腹腔內(nèi)積血和血凝塊約1 500 mL，術中輸O型Rh陽性紅細胞懸液6 U，血漿700 mL，冷沉淀8 U。術后給以抗感染及對癥支持治療。將切除的標本送病理，術后常規(guī)病理回報：（次全切除子宮）內(nèi)見有胎盤，絨毛局部退化變性，并見有纖維素樣壞死，絨毛侵入肌壁，符合植入性胎盤。術后第3天，引流管引流量少，拔出盆腔引流管，并給以切口換藥，切口愈合良好。2018年2月13日術后第4天患者出院，出院前行彩色超聲檢查未見明顯異常。出院診斷：1.子宮破裂；2.胎盤植入（穿透性）；3.宮角妊娠；4.妊娠狀態(tài)，G4P2，胎死宮內(nèi)；5.腹腔內(nèi)出血；6.盆腹腔積液。

2 討論

2.1 發(fā)病原因子宮破裂大都發(fā)生在瘢痕子宮的孕婦中，無瘢痕的子宮破裂十分罕見，其發(fā)生的高危因素包括：先天性子宮發(fā)育異常、宮內(nèi)感染、多次刮宮史、胎盤植入或宮角妊娠等[3]。本例中患者是因宮角妊娠并胎盤植入而引發(fā)了子宮破裂。宮角妊娠一般在妊娠早期超聲檢查時發(fā)現(xiàn)，因宮角部位基層和內(nèi)膜均較薄極易發(fā)生破裂大出血，因此臨床醫(yī)生一般建議在妊娠早期終止妊娠。對于有強烈生育愿望并且無明顯臨床癥狀的孕婦，也可以在妊娠早期定期嚴密監(jiān)測，觀察妊娠囊的生長方向和位置。妊娠囊具有生長的雙向性，既可以向宮腔內(nèi)發(fā)展，也可以向外側發(fā)展，這主要取決于妊娠囊的極性[4]。如超聲提示妊娠囊呈內(nèi)生型生長，宮角妊娠還有轉為宮內(nèi)妊娠的可能性。王雅琴等[5]對16例無癥狀早期宮角妊娠患者的動態(tài)觀察及隨訪發(fā)現(xiàn)，5例轉為宮內(nèi)妊娠而成功分娩活體胎兒；如超聲提示妊娠囊呈外生型生長，因繼續(xù)妊娠的風險太大應終止妊娠。本例患者因停經(jīng)10+2周行超聲檢查時發(fā)現(xiàn)懷孕，因超聲的局限性及醫(yī)生的經(jīng)驗水平等原因并未提示患者為宮角妊娠，使其失去了診斷和治療的最佳時機，出現(xiàn)了胎盤植入和子宮破裂等嚴重的并發(fā)癥。

2.2 診斷宮角妊娠至今無明確的診斷標準，根據(jù)Jansen等[6]提出的診斷標準很難對宮角妊娠做出明確的診斷。妊娠早期經(jīng)陰道彩色多普勒超聲是診斷宮角妊娠的首選方法，其典型表現(xiàn)為妊娠囊位于一側膨大的宮角，周圍包繞完整的肌層及間質線征，即子宮內(nèi)膜線向子宮角延續(xù)，達妊娠囊邊緣[7]。二維超聲可以通過子宮橫、縱切面的信息來描述妊娠囊的位置。近年來三維超聲更廣泛地應用于臨床診斷中，相比于二維超聲，三維超聲還可以獲得冠狀面信息來描述妊娠囊的位置及與宮腔和輸卵管的關系，提高了宮角妊娠診斷的準確性[1,8]。李彬等[9]對38例疑似宮角妊娠患者進行二維超聲和三維超聲診斷準確性的比較發(fā)現(xiàn)，二維超聲對宮角妊娠診斷的準確率為62.07%，三維超聲為86.21%，認為三維超聲對宮角妊娠診斷的準確率高于二維超聲。對于懷疑宮角妊娠，但是超聲診斷不明確的病例，還可以通過磁共振成像（MRI）來明確診斷[10-11]，MRI能更準確地判斷妊娠囊和胎盤附著于宮腔的位置以及是否存在胎盤植入等并發(fā)癥。因其位置的特殊性，在診斷宮角妊娠時，應注意與其他類型的異位妊娠尤其是輸卵管間質部妊娠相鑒別。國外有學者報道了宮角妊娠和輸卵管間質部妊娠2例病例，并對其診斷的差異進行了闡述[12]。在妊娠中晚期，宮角妊娠常合并胎盤植入和子宮破裂等并發(fā)癥，因妊娠期間X線、CT等檢查方法使用受限，主要依靠臨床表現(xiàn)來診斷。任何孕周的孕婦發(fā)生急腹癥都應警惕子宮破裂發(fā)生的可能性，并結合病史、檢查檢驗結果與其他外科疾病鑒別[13]。本例患者出現(xiàn)了腹痛、休克等子宮破裂的先兆癥狀，但是由于臨床醫(yī)師經(jīng)驗的缺乏，并未作出準確及時的判斷，而將患者誤收入外科。

2.3 治療目前宮角妊娠的治療多樣化，尚無統(tǒng)一的標準。在妊娠早期，穩(wěn)定未破裂的宮角妊娠可以采用保守治療，如米非司酮和米索前列醇藥物流產(chǎn)、超聲引導下局部注射甲氨蝶呤或氯化鉀[14]、全身應用甲氨蝶呤、超聲引導下宮角妊娠減胎術和清宮術來治療。綜合評價對于保守治療風險較大者，應盡早行手術治療，如宮角楔形切除術、宮角切開術和輸卵管切除術等[5,15]。迄今為止，關于宮角妊娠的最佳手術方式尚未達成共識，應綜合考慮患者孕周、超聲和生育要求等選擇合適的手術方式[16]。研究表明在術中妊娠部位注射血管加壓素，可以減少術中出血量，增加手術的安全性[17]。以往經(jīng)腹手術是首選的方式，但因其創(chuàng)傷大恢復慢逐漸被舍棄，腹腔鏡手術更多地應用于臨床[18]。此外，在臨床實踐中發(fā)現(xiàn)腹腔鏡聯(lián)合宮腔鏡在宮角妊娠治療中具有獨特的優(yōu)勢，在術中可以直視妊娠囊的位置、宮角膨出的情況和肌層是否浸潤等，還可以減少術中出血量，更好地保證手術的安全性和改善患者的預后情況[19-20]。近年來因介入治療（子宮動脈灌注化療栓塞）在減少出血和增加手術安全性方面有顯著的效果更多地被應用在宮角妊娠的治療中[21]，一般認為所有穩(wěn)定未破裂的宮角妊娠均可行介入治療。周燕基等[22]研究表明，子宮動脈栓塞術以及甲氨蝶呤肌內(nèi)注射治療均可用于宮角妊娠的治療，且兩者聯(lián)合應用的效果更加突出。在妊娠中晚期，宮角妊娠常合并嚴重的并發(fā)癥，一旦發(fā)生子宮破裂，必須立即行手術治療。手術方式的選擇應該個體化，應考慮破裂的類型和部位、年齡、保留生育能力的愿望以及臨床情況。首選的手術方式是子宮破裂切口縫合術，但是如果破裂口較大或破裂處已有嚴重感染壞死、胎盤植入無法剝離等，子宮切除術可能是不可避免的。本例患者因胎盤植入宮角面積較大且深達漿膜層，子宮肌層完全消失，術中腹腔出血多且有活動性出血，考慮患者已有1子，為挽救患者生命，經(jīng)家屬同意后行子宮次全切除術。

綜上所述，宮角妊娠的診斷與治療仍然是一大難題。早期發(fā)現(xiàn)、診斷對宮角妊娠患者至關重要，在診療過程中旨在降低臨床惡化和并發(fā)癥的發(fā)生，對于已經(jīng)發(fā)生并發(fā)癥的患者應做到及時治療，減少患者和社會的損失。