肩關(guān)節(jié)滑膜軟骨瘤病1例報(bào)道并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

[摘要] 滑膜軟骨瘤?。╯ynovialchondromatosis，SC）是一種罕見良性疾病，影響各個(gè)關(guān)節(jié)內(nèi)壁滑膜組織，受累滑膜生長異常，產(chǎn)生軟骨小團(tuán)塊或結(jié)節(jié)。SC通常累及大的承重關(guān)節(jié)，尤其是膝關(guān)節(jié)、髖關(guān)節(jié)，很少累及肩關(guān)節(jié)。本文報(bào)告1例肩關(guān)節(jié)原發(fā)性SC，探討臨床表現(xiàn)、影像學(xué)資料對肩關(guān)節(jié)SC的診斷價(jià)值，并通過整理相關(guān)文獻(xiàn)，總結(jié)SC的不同手術(shù)方式，為肩關(guān)節(jié)SC的臨床診斷和治療提供參考。

[關(guān)鍵詞] 肩關(guān)節(jié)滑膜軟骨瘤病；臨床診斷；臨床治療

[中圖分類號(hào)] R681[文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼] A [DOI] 10.3969/j.issn.1673-9701.2024.26.032

滑膜軟骨瘤?。╯ynovial chondromatosis，SC）是一種罕見的良性疾病，其病因尚不明確，但多數(shù)研究支持其與滑膜組織化生有關(guān)；該疾病常在關(guān)節(jié)滑膜受到創(chuàng)傷或炎癥刺激后導(dǎo)致軟骨化反應(yīng)，影響關(guān)節(jié)功能并引起相應(yīng)臨床癥狀^[1]。SC可分為原發(fā)性和繼發(fā)性兩種類型。原發(fā)性SC是指特發(fā)性滑膜腫瘤病變，不伴有基礎(chǔ)關(guān)節(jié)病變，特征是在滑膜關(guān)節(jié)、肌腱或滑囊內(nèi)形成骨軟骨結(jié)節(jié)^[2-3]。繼發(fā)性SC是由退行性關(guān)節(jié)病變或創(chuàng)傷引起，包括外傷、骨軟骨剝脫、骨關(guān)節(jié)炎和骨軟骨骨折等。SC常常影響大型承重關(guān)節(jié)；尤其是膝關(guān)節(jié)和髖關(guān)節(jié)，較少見于肩關(guān)節(jié)；患者病情進(jìn)展緩慢，主要表現(xiàn)為局部疼痛、運(yùn)動(dòng)受限和關(guān)節(jié)腫脹等非特異性臨床癥狀^[4-6]。SC好發(fā)于30～50歲人群，男性患病率約為女性的2～3倍，每10萬人中約有1人患病^[7-8]。SC應(yīng)與色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎、類風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎、剝脫性骨軟骨炎、骨關(guān)節(jié)炎及神經(jīng)性關(guān)節(jié)病等相鑒別。宜昌市中心人民醫(yī)院筆者醫(yī)院收治1例肩關(guān)節(jié)原發(fā)性SC患者，現(xiàn)詳細(xì)報(bào)道其臨床表現(xiàn)、影像學(xué)特征、手術(shù)過程、組織病理學(xué)結(jié)果及術(shù)后隨訪情況等相關(guān)資料。通過對該病例資料的總結(jié)和相關(guān)文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，旨在總結(jié)肩關(guān)節(jié)SC的診斷和治療方法。

1 病例資料

患者，男，24歲，因“發(fā)現(xiàn)右肩部腫物1年”入院?；颊?年前發(fā)現(xiàn)右肩部腫物，后腫物逐漸增大，2個(gè)月前無明顯誘因出現(xiàn)右肩關(guān)節(jié)疼痛不適伴活動(dòng)受限。體格檢查：右肩關(guān)節(jié)周圍可捫及不規(guī)則腫物，質(zhì)地硬，皮溫不高，右肩關(guān)節(jié)周圍壓痛、僵硬和捻發(fā)音，右肩關(guān)節(jié)外展、前屈和內(nèi)旋活動(dòng)受限，Jobe 實(shí)驗(yàn)（–）、Neer征（–）、Hawkins（–）、O’Brien實(shí)驗(yàn)（–）、Belly press實(shí)驗(yàn)（–），右上肢感覺、血運(yùn)良好，右腕關(guān)節(jié)、肘關(guān)節(jié)及右手各指活動(dòng)正常。實(shí)驗(yàn)室檢查：血常規(guī)、血生化檢查、動(dòng)脈硬化閉塞癥（arteriosclerosis obliterans，ASO）、風(fēng)濕因子 （rheumatoid factor，RF）、C反應(yīng)蛋白（C-reactive protein，CRP）等實(shí)驗(yàn)室檢查未見明顯異常。右肩關(guān)節(jié)正側(cè)位X線示：右肩關(guān)節(jié)多發(fā)點(diǎn)片狀高密度結(jié)節(jié)影。CT平掃+三維成像示：右肩關(guān)節(jié)腔、滑囊內(nèi)多發(fā)骨性高密度結(jié)節(jié)灶。MRI檢查示：右肩關(guān)節(jié)滑膜見多個(gè)結(jié)節(jié)呈長T短T信號(hào)，部分為短T信號(hào)，關(guān)節(jié)腔見長T長T信號(hào)，周圍軟組織間隙內(nèi)見線狀長T信號(hào)影，見圖1。初步診斷為右肩關(guān)節(jié)SC。

完善術(shù)前相關(guān)檢查及術(shù)前準(zhǔn)備后，全身麻醉下行右肩關(guān)節(jié)鏡下游離體摘除術(shù)+滑膜切除術(shù)?；颊呷〗?cè)側(cè)仰臥位，右上肢前屈外展置牽引架上固定，取右肩后側(cè)入路，成功穿刺，置入穿刺鞘管，建立通路，置入關(guān)節(jié)鏡鏡頭進(jìn)入盂肱關(guān)節(jié)腔，監(jiān)視下置入硬膜外穿刺針，建立前側(cè)入路。探查見關(guān)節(jié)腔內(nèi)滑膜增生，關(guān)節(jié)腔內(nèi)布滿淡白色游離體，約100余粒，多數(shù)體積為2.5cm×2.0cm×1.0cm，表面光滑，質(zhì)地堅(jiān)硬，關(guān)節(jié)盂唇正常，關(guān)節(jié)盂、肱骨頭軟骨毛糙、纖維化，考慮為游離體磨損關(guān)節(jié)軟骨所致，見圖2。探查見肩胛下肌腱正常，肱二頭肌長頭肌腱近止點(diǎn)處輕度充血水腫。逐一取出肩關(guān)節(jié)腔內(nèi)游離體，透視未見明顯游離體殘留，再清理關(guān)節(jié)腔內(nèi)炎性滑膜。將滑膜組織及游離體標(biāo)本送病理學(xué)檢查，再次探查確定關(guān)節(jié)腔內(nèi)游離體摘除完整。

術(shù)后病理結(jié)果符合SC診斷。術(shù)后第1天行X線檢查示右肩關(guān)節(jié)游離體摘除術(shù)+滑膜切除術(shù)后右肩關(guān)節(jié)下方少許骨性游離體殘留。術(shù)后半年隨訪，右肩關(guān)節(jié)活動(dòng)正常，X線檢查示右肩關(guān)節(jié)滑膜切除術(shù)后，未見明顯復(fù)發(fā)。

2 討論

X線、CT和MRI是診斷SC的重要工具。X線可檢出關(guān)節(jié)旁鈣化結(jié)節(jié)及鄰近骨質(zhì)的侵蝕程度，對多個(gè)關(guān)節(jié)內(nèi)鈣化病變具有特異性，SC在X線上具有典型“米粒樣”改變^[9]。研究表明，X線平片可觀察到疾病急性期結(jié)節(jié)，但在放射成像中只有54%過渡期結(jié)節(jié)和88%成熟期結(jié)節(jié)可見^[10]。早期原發(fā)性SC可導(dǎo)致非骨化放射狀軟骨疏松，因此使用X線檢查可顯著延遲疾病的診斷。在肩胛帶區(qū)域，SC雖不常見，但可能發(fā)生于盂肱關(guān)節(jié)和肩峰下間隙。CT掃描可檢測到關(guān)節(jié)間隙變化、骨質(zhì)破壞、關(guān)節(jié)盂硬化及游離體鈣化。MRI圖像則顯示未鈣化游離體、關(guān)節(jié)囊擴(kuò)張、積液及鄰近組織侵蝕情況^[11-14]。MRI的T加權(quán)成像在SC診斷中具有重要的參考意義。在關(guān)節(jié)液中，游離體呈現(xiàn)高信號(hào)圖像，其信號(hào)強(qiáng)度可能相等或低于周圍組織^[15]。SC臨床癥狀缺乏特異性，隨著軟骨瘤體積增大，患者運(yùn)動(dòng)時(shí)可出現(xiàn)關(guān)節(jié)疼痛、關(guān)節(jié)鎖定及可觸及的腫塊。根據(jù)Milgram病理分期，該病可分為3期：Ⅰ期為滑膜內(nèi)病變無游離體階段，患者通常無癥狀或表現(xiàn)為受累關(guān)節(jié)疼痛和腫脹；Ⅱ期為活動(dòng)性滑膜增生階段，伴隨游離體出現(xiàn)，常引起關(guān)節(jié)活動(dòng)受限和機(jī)械癥狀；Ⅲ期為多發(fā)游離軟骨瘤體階段，關(guān)節(jié)腔內(nèi)多數(shù)出現(xiàn)游離體^[16]。Ⅰ期SC是一種活動(dòng)性滑膜內(nèi)病變，尚未形成游離體或結(jié)節(jié)，因此X線檢查可能無法顯示病變。MRI在Ⅰ期可顯示未鈣化病變或滑膜組織疾病，其特征為T加權(quán)像上低信號(hào)和T加權(quán)像上高信號(hào)，表現(xiàn)為關(guān)節(jié)間隙、滑囊內(nèi)或沿肌腱鞘軟骨體含水量高。對Ⅱ期及以上病變，X線檢出典型病變特征，但MRI或CT更能識(shí)別早期病變。CT或MRI還可用于評價(jià)肩關(guān)節(jié)SC關(guān)節(jié)外形態(tài)并精確定位。術(shù)前行CT及MRI檢查有助于評估病變范圍和計(jì)劃手術(shù)，從而針對患者具體情況，選擇最合適的治療方法^[17-19]。

SC雖然罕見，但及時(shí)診斷和治療對減輕癥狀、改善生活質(zhì)量至關(guān)重要。根據(jù)患者年齡、疾病階段和臨床表現(xiàn)，治療措施有所不同。在疾病早期階段，患者可能無癥狀或只有輕微關(guān)節(jié)疼痛，此時(shí)可考慮保守治療，如非甾體抗炎藥和支具治療，但需要定期復(fù)查以監(jiān)測疾病進(jìn)展。當(dāng)滑膜病變和游離體導(dǎo)致關(guān)節(jié)活動(dòng)受限和腫脹時(shí)，需考慮手術(shù)治療。SC可發(fā)生在肩關(guān)節(jié)內(nèi)和關(guān)節(jié)外不同位置，最常見受累部位為盂肱關(guān)節(jié)、肩胛下隱窩和肩峰下間隙。肩部SC的早期治療可緩解疼痛并防止關(guān)節(jié)軟骨和肌腱進(jìn)一步損傷^[21-22]。肩關(guān)節(jié)SC治療方法包括傳統(tǒng)開放性游離體切除術(shù)和肩關(guān)節(jié)鏡下游離體切除術(shù)。關(guān)于采用開放手術(shù)還是關(guān)節(jié)鏡手術(shù)仍存在爭議。開放手術(shù)可更好地觀察關(guān)節(jié)表面情況，但需要進(jìn)行肩胛下肌腱切開，可能引起肌腱修復(fù)及附著問題，導(dǎo)致較長的康復(fù)時(shí)間^[23]。

目前肩關(guān)節(jié)鏡下游離體切除術(shù)被視為首選治療方法。張金鋒等^[24]研究表明關(guān)節(jié)鏡可獲得良好視野并全面評估和處理受損結(jié)構(gòu)，如肩峰、肩袖和肱二頭肌長頭肌腱等損傷。與開放手術(shù)相比，關(guān)節(jié)鏡手術(shù)創(chuàng)傷更小，可避免對周圍組織如血管、神經(jīng)、關(guān)節(jié)囊及關(guān)節(jié)穩(wěn)定結(jié)構(gòu)的損傷，從而顯著降低術(shù)后并發(fā)癥風(fēng)險(xiǎn)。Fukuda等^[21]證實(shí)關(guān)節(jié)鏡切除游離體是治療肩胛下SC的有效選擇。Memon等^[25]通過關(guān)節(jié)鏡下進(jìn)行盂肱關(guān)節(jié)游離體切除術(shù)后，患者愈合迅速，康復(fù)及功能活動(dòng)恢復(fù)時(shí)間較早。盡管關(guān)節(jié)鏡手術(shù)具有顯著優(yōu)勢，如提供良好的可視化和進(jìn)入位置，避免開放手術(shù)中需切開肩胛下肌肉和肌腱的步驟，但也存在一些局限性。特別是在進(jìn)入腋窩和肱二頭肌腱鞘等區(qū)域時(shí)，操作可能受到限制，可能導(dǎo)致滑膜切除不完全或游離體殘留問題^[26]。此外，當(dāng)大量游離體聚集在喙突下滑囊的喙突內(nèi)側(cè)時(shí)，由于其接近周圍血管和神經(jīng)，通過關(guān)節(jié)鏡進(jìn)行切除存在較大風(fēng)險(xiǎn)。選擇開放手術(shù)入路可能更為安全，更容易接觸并切除喙突下滑囊內(nèi)游離體^[27]。Chillemi等^[28]通過關(guān)節(jié)鏡成功地從肩關(guān)節(jié)和肩胛下滑囊中切除游離體，但需要對肱二頭肌腱鞘區(qū)域游離體行開放清創(chuàng)手術(shù)。Francesca等^[29]也報(bào)道需要轉(zhuǎn)為開放手術(shù)，才能完全切除盂肱關(guān)節(jié)和肱二頭肌腱鞘區(qū)域的53個(gè)游離體，其中最大直徑達(dá)25mm。Maier等^[30]報(bào)道一種優(yōu)化的肱二頭肌鏡檢技術(shù)，適用于治療肱二頭肌腱鞘上的SC，減少對開放手術(shù)的需求。此外，游離體切除術(shù)時(shí)是否需要進(jìn)行額外廣泛滑膜切除術(shù)防止疾病復(fù)發(fā)仍存在爭議。李勝堂等^[31]指出對Milgram分期為Ⅰ期和Ⅱ期患者，手術(shù)中應(yīng)同時(shí)進(jìn)行滑膜切除和軟骨小體及游離體取出；對Ⅲ期患者則僅需取出游離體即可達(dá)到良好治療效果。Wahab等^[32]研究表明游離體與滑膜聯(lián)合切除復(fù)發(fā)率較低，這與Lee等^[33]結(jié)論一致。因此，術(shù)后患者應(yīng)通過隨訪進(jìn)行連續(xù)復(fù)查X線以監(jiān)測疾病是否復(fù)發(fā)^[34]。本例患者通過關(guān)節(jié)鏡成功切除游離體和滑膜，臨床結(jié)局較為滿意，肩關(guān)節(jié)活動(dòng)度與未受累側(cè)活動(dòng)范圍對稱，在半年隨訪X線中未出現(xiàn)復(fù)發(fā)跡象，但結(jié)果可能隨著時(shí)間的推移而惡化，需要更長隨訪期監(jiān)測復(fù)發(fā)。

肩關(guān)節(jié)SC是一種自限性疾病，多數(shù)為良性病變；可通過對受累關(guān)節(jié)病史、體格檢查和影像學(xué)檢查做出初步診斷。游離體采用開放手術(shù)或關(guān)節(jié)鏡手術(shù)進(jìn)行切除，術(shù)后應(yīng)注意監(jiān)測疾病復(fù)發(fā)和進(jìn)展情況。

利益沖突：所有作者均聲明不存在利益沖突。

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（收稿日期：2024–05–14）

（修回日期：2024–07–03）