睪丸軟斑病1例報告

關(guān)鍵詞：軟斑??；睪丸；肉芽腫性炎癥

中圖分類號：R588.1""" 文獻標志碼：B

DOI：10.3969/j.issn.1009-8291.2024.09.019

收稿日期：2023-12-27""" 修回日期：2024-02-05

通信作者：徐彥，主任醫(yī)師。E-mail：xuyan3615@sina.com

作者簡介：

李柳林，碩士研究生，住院醫(yī)師。研究方向：泌尿系結(jié)石、前列腺增生、前列腺癌。E-mail：1136278193@qq.com

軟斑病是罕見的肉芽腫性炎癥疾病，通常發(fā)生于免疫功能障礙的個體中。AFONSO等［1］ADDINKYMRREF{93EBA3E8-6F3A-4856-9B16-47EAA13064B5}36的研究中提到，1902年MICHAELIS和GUTMANN在確定了該病的特征性病理Michaelis-Gutmann小體后首次對其進行了描述。目前認為軟斑病可累及人體幾乎所有的器官系統(tǒng)，最多見泌尿生殖系統(tǒng)，最常累及膀胱，女性較男性多見［2-3］ADDINKYMRREF{93EBA3E8-6F3A-4856-9B16-47EAA13064B5}37，{93EBA3E8-6F3A-4856-9B16-47EAA13064B5}42?，F(xiàn)報道1例睪丸軟斑病患者的臨床診治經(jīng)過。報道的相關(guān)臨床資料已征得患者知情同意，未涉及患者個人信息及隱私披露。

1" 病例報告

患者男性，67歲，因“右側(cè)睪丸脹痛1個月”于江蘇省中醫(yī)院泌尿外科門診就診，患者訴1個月前無明顯誘因出現(xiàn)右側(cè)睪丸脹痛，伴陰囊紅腫，有發(fā)熱，體溫約為37.5 ℃，伴有排尿痛，于當?shù)蒯t(yī)院就診，予以抗感染治療后癥狀無明顯好轉(zhuǎn)。既往糖尿病史，未予規(guī)律控制血糖。住院檢查，尿液常規(guī)：白細胞計數(shù)657/μL。尿細菌培養(yǎng)：大腸埃希菌（+）。超聲提示：右側(cè)睪丸增大，內(nèi)部回聲減低、增粗、欠均勻，血流信號增多，考慮右側(cè)睪丸炎性改變。盆腔核磁共振平掃+增強檢查提示：①右側(cè)睪丸異常信號結(jié)節(jié)伴強化，考慮占位性病變（淋巴瘤可能，生殖源性腫瘤待排），需結(jié)合臨床及穿刺活檢；②前列腺小囊變（圖1）。積極控制血糖，給予敏感抗生素哌拉西林鈉他唑巴坦鈉抗感染治療之后行右側(cè)睪丸高位切除術(shù)，術(shù)后病理：睪丸肉芽腫性炎癥，結(jié)合免疫組化及特殊染色考慮為睪丸軟斑病，附睪及標本切緣未見特殊改變。免疫組化結(jié)果：（3號蠟塊）肉芽腫內(nèi)細胞CD68（+）；萎縮的曲細精管Calretinin（－），Inhibin-a（灶+），SALL4（－），PLAP（－），Oct-3/4（－），SF-1（個別+），D2-40（－）。特殊染色結(jié)果：（3號蠟塊）抗酸（－），銀染（+），PAS（+），鐵染色（+）（圖1C、D）。術(shù)后繼續(xù)予以敏感抗生素治療1周，3個月后隨訪，臨床癥狀緩解，恢復良好。

2" 討" 論

軟斑病是罕見的慢性非特異性肉芽腫性炎癥疾病，最常累及泌尿生殖系統(tǒng)，多發(fā)生于50歲以上的成年患者。其病因尚不明確，目前多認為發(fā)病機制主要與慢性細菌感染及免疫功能缺陷有關(guān)。LEE等［4］ADDINKYMRREF{93EBA3E8-6F3A-4856-9B16-47EAA13064B5}43，{93EBA3E8-6F3A-4856-9B16-47EAA13064B5}44研究發(fā)現(xiàn)約90%以上的軟斑病患者因疾病或藥物作用而處于免疫功能受損狀態(tài)。此外，許多細菌感染，特別是大腸埃希菌、肺炎克雷伯菌、銅綠假單胞菌等都與軟斑病的發(fā)病有關(guān)［5］ADDINKYMRREF{93EBA3E8-6F3A-4856-9B16-47EAA13064B5}47。

泌尿生殖系統(tǒng)軟斑病根據(jù)發(fā)病部位不同可能會有不同的臨床癥狀。如膀胱軟斑病通常存在反復的尿路感染、慢性尿路刺激和血尿等臨床癥狀，部分患者會因尿路梗阻而發(fā)生腎功能衰竭［6］。前列腺軟斑病主要表現(xiàn)為下尿路排尿障礙癥狀，嚴重者會發(fā)生尿潴留，臨床上較難與前列腺炎、前列腺增生合并膿腫等鑒別［7］ADDINKYMRREF{93EBA3E8-6F3A-4856-9B16-47EAA13064B5}49。睪丸附睪軟斑病更為罕見，近些年報道極少，臨床表現(xiàn)為一側(cè)睪丸脹痛，以右側(cè)病變居多，部分患者合并尿路刺激癥狀和排尿障礙，與睪丸附睪炎癥狀相似［8］ADDINKYMRREF{93EBA3E8-6F3A-4856-9B16-47EAA13064B5}51。臨床上部分軟斑病多合并其他腫瘤性或炎性病變，表現(xiàn)更為復雜的癥狀或合并癥［9］ADDINKYMRREF{93EBA3E8-6F3A-4856-9B16-47EAA13064B5}51。

睪丸軟斑病的影像學表現(xiàn)缺乏一定的特異性，單純的影像學檢查往往無法將其與惡性腫瘤相鑒別［8，10］。此外，軟斑病還應和其他炎性疾病相鑒別。組織病理學檢查是確診軟斑病的金標準，通過PAS染色或鐵染色顯現(xiàn)的特征性Michaelis-Gutmann小體具有特異性診斷價值。

睪丸軟斑病通常預后良好，治療的原則包括應用全身性抗生素、外科手術(shù)切除，首選磺胺類或喹諾酮類藥物。有研究者認為抗生素的最佳治療周期應達到6個月，且治療期間應停止使用免疫抑制劑［11］。對于規(guī)范化抗生素治療失敗者應考慮手術(shù)切除，外科手術(shù)聯(lián)合抗生素治療可能是最有效的治療方法［12］。

睪丸軟斑病是泌尿生殖系統(tǒng)罕見的炎性疾病，因其臨床癥狀不典型，影像學檢查不具特異性，臨床上容易誤診，導致疾病復發(fā)或進展。因此，臨床醫(yī)生應提高對該病的認識，明確診斷、規(guī)范化的治療及隨訪是避免臨床并發(fā)癥發(fā)生、減少患者痛苦的有效措施。

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（編輯" 鐘嬌嬌）