Fournier 壞疽臨床診斷和綜合治療1 例報告及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

［摘 要］ 目的：探討Fournier壞疽患者臨床表現(xiàn)、診斷和治療方法，以提高臨床醫(yī)生對該病的認(rèn)識。方法：收集 1例 Fournier壞疽患者的臨床癥狀、體征、影像學(xué)表現(xiàn)和手術(shù)結(jié)果等臨床資料，并復(fù)習(xí)相關(guān)文獻(xiàn)，總結(jié) Fournier壞疽患者的臨床特點(diǎn)、診斷和治療方法。結(jié)果：患者，男，42歲，因會陰、陰囊和肛周感染13 d 入院。既往史， 急性髓系白血病10 個月， 于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行化療8 個療程。腹部CT 提示，左側(cè)腹股溝區(qū)軟組織增厚，密度增高渾濁。血常規(guī)，白細(xì)胞23. 99×109 L-1。創(chuàng)面分泌物培養(yǎng)為大腸埃希菌和陰溝腸桿菌。?？茩z查， 患者陰囊和左臀部近肛門處皮膚壞死， 色黑，質(zhì)硬， 壞死皮膚周圍溶解， 與基底及周圍正常皮膚分離， 可見少量膿性滲出， 無明顯異味， 創(chuàng)面周圍皮膚紅腫明顯；肛門指診無出血，未探及竇道?；颊呷朐汉螽?dāng)天行急診清創(chuàng)手術(shù)，術(shù)后予以換藥和多次留置簡易負(fù)壓后行會陰部皮瓣修復(fù)及皮膚移植手術(shù)，術(shù)后患者恢復(fù)良好，功能正常，無并發(fā)癥。結(jié)論：Fournier 壞疽起病急且進(jìn)展快， 患者臨床表現(xiàn)無特異性， 感染范圍與疾病進(jìn)展不一致。確診主要依靠術(shù)中探查。反復(fù)多次的根治性手術(shù)是其主要治療手段。該病預(yù)后較好，復(fù)發(fā)率低，術(shù)后仍需長期隨訪。

［關(guān)鍵詞］ Fournier 壞疽； 壞死性筋膜炎； 負(fù)壓治療； 會陰部； 皮膚移植； 皮瓣修復(fù)

［中圖分類號］ R631 ［文獻(xiàn)標(biāo)志碼］ B

Fournier 壞疽是發(fā)生于會陰、外生殖器和肛門等部位，以皮膚、皮下組織和深淺筋膜廣泛進(jìn)行性壞死及小動脈閉塞而肌肉受累較輕為特征的微生物感染性疾?。?］ 。1883 年， 法國皮膚科醫(yī)師FOURNIER ［2］ 在論文中描述了5 例無基礎(chǔ)疾病年輕男性不明原因和快速進(jìn)展的陰莖、陰囊及會陰部壞疽綜合征， 而后該病被稱為Fournier 壞疽。Fournier 壞疽是一種需要及時診斷和治療的急危重癥，即使給予廣譜抗生素和快速積極的外科清創(chuàng)，也可能危及患者生命， 已知的易感因素包括糖尿?。?］、過量飲酒［4］、高齡［5］、獲得性免疫缺陷綜合征［6］ 和其他免疫低下狀態(tài)［7］。Fournier 壞疽較為罕見，致死率高，目前國內(nèi)相關(guān)報道較少。該病起病急且進(jìn)展快，臨床表現(xiàn)無特異性，感染范圍與疾病進(jìn)展不一致，確診主要依靠術(shù)中探查，反復(fù)多次的根治性手術(shù)是其主要治療手段。本文作者收集并分析1 例Fournier 壞疽患者的臨床資料并進(jìn)行文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，旨在為預(yù)防和治療該病提供依據(jù)。

1 臨床資料

1. 1 一般資料

患者，男性，42 歲。入本院前10 d 前肛門不適，自行溫鹽水坐浴，第2 天開始陰囊腫脹， 且肛周及陰囊皮膚發(fā)黑， 就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院，給予抗炎治療，靜點(diǎn)美羅培南5 d （具體劑量不詳），未見好轉(zhuǎn)，建議轉(zhuǎn)入上級醫(yī)院，故于3 d 后轉(zhuǎn)入吉林大學(xué)中日聯(lián)誼醫(yī)院結(jié)直腸肛門外科，給予創(chuàng)面換藥、靜點(diǎn)頭孢類抗生素和甲硝唑抗炎治療，仍未見好轉(zhuǎn)，為求進(jìn)一步治療于2022 年12 月19 日就診于本科急診，以“會陰、臀部壞死性筋膜炎”收入院。病程中患者出現(xiàn)意識淡漠， 每日夜間發(fā)熱，約39 ℃，飲食睡眠差，二便不規(guī)律。既往史：患者2022 年2 月診斷為急性髓系白血病，于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行化療8 個療程；乙型病毒性肝炎10 余年。

1. 2 專科檢查

體溫39 ℃，心率 121 min-1，呼吸27 min-1?；颊哧幠液妥笸尾拷亻T處皮膚壞死，色黑，質(zhì)硬，壞死皮膚周圍溶解，與基底及周圍正常皮膚分離，可見少量膿性滲出，無明顯異味，創(chuàng)周皮膚紅腫明顯；肛門指診無出血，未探及竇道。

1. 3 實(shí)驗(yàn)室檢查

血常規(guī)：白細(xì)胞23. 99×109 L-1，中性粒細(xì)胞百分率 94%，血紅蛋白 82 g·L-1，血小板73×109 L-1。 膽堿酯酶 2 087 U ?L-1， 白蛋白22. 1 g ? L-1， 血 清 肌 酐 162 mg ? dL-1， 血 清 鈉127 mmol ? L-1， C 反應(yīng)蛋白 320 mg ? L-1， 血pH7. 51， 氧分壓 73 mmHg。創(chuàng)面分泌物培養(yǎng)： 大腸埃希菌，陰溝腸桿菌。

1. 4 影像學(xué)檢查

腹部 CT 檢查顯示：左側(cè)腹股溝區(qū)軟組織增厚，密度增高渾濁；右側(cè)臀大肌見多發(fā)結(jié)節(jié)狀鈣化影。

1. 5 治療過程

于入院當(dāng)天急診行會陰部和肛周擴(kuò)創(chuàng)術(shù)，術(shù)中沿壞死皮膚邊緣切開皮膚，流出較多灰白色膿性分泌物，伴臭味，以左臀部為重；完整切除皮膚壞死組織，大小約8 cm×25 cm，可見皮膚全層壞死；左腹股溝處皮膚紅腫嚴(yán)重區(qū)給予切開引流，流出少量灰白色膿性分泌物，去除創(chuàng)面基底殘留壞死組織（圖1A）。2022 年12 月23 日行乙狀結(jié)腸造瘺術(shù)；2022 年12 月26 日行會陰部簡易負(fù)壓引流術(shù)，持續(xù)負(fù)壓吸引，促進(jìn)創(chuàng)面愈合，創(chuàng)面分泌物培養(yǎng)結(jié)果提示為大腸埃希菌和陰溝腸桿菌?？紤]該例患者可能混合厭氧菌感染，而負(fù)壓引流形成的缺氧微環(huán)境存在促進(jìn)厭氧菌繁殖的可能，因此在負(fù)壓引流術(shù)后要密切觀察病情，尤其是局部和全身感染指標(biāo)及指征，采用壞死性筋膜炎實(shí)驗(yàn)室風(fēng)險指標(biāo)分?jǐn)?shù)（laboratory risk indicator for necrotizingfasciitis，LRINEC）［8-9］（表1～3） 進(jìn)行判斷，隨時進(jìn)行應(yīng)急處理?；颊週RINGEC 評分為9 分，F(xiàn)ournier壞疽嚴(yán)重程度指數(shù)（Fournier gangrene severityindex， FGSI） 為11 分。2022 年12 月31 日和2023 年1 月5 日更換負(fù)壓裝置（圖1B）；于2023 年1 月11 日行會陰部和肛周擴(kuò)創(chuàng)、皮瓣修復(fù)和頭皮取皮植皮術(shù)，術(shù)中去除會陰部創(chuàng)面基底殘留壞死組織，于左側(cè)設(shè)計旋轉(zhuǎn)皮瓣以修復(fù)肛周皮膚缺損改善預(yù)后，以取得的中厚皮片覆蓋于會陰部皮膚缺損區(qū)域。2023 年1 月16 日換藥可見植皮成活良好（圖1C），予以淋浴沖洗治療，患者于2023 年1 月26 日出院。

2 討 論

Fournier 壞疽一種是臨床罕見的以會陰部和肛周筋膜層進(jìn)行性壞死為主、同時不累及肌肉層的急危重癥。Fournier 壞疽好發(fā)于中年男性（平均年齡50～60 歲）， 總發(fā)病率約為1. 6/100 000 （男性），占所有住院患者人數(shù)的0. 02% ［10］。雖然男性更常見，但女性和兒童也可發(fā)生，男女比例約為10∶1［11］。研究［12］ 顯示： 女性患Fournier 壞疽的死亡風(fēng)險要大于男性，因?yàn)槟行院团缘臅幗馄式Y(jié)構(gòu)不同，而女性的盆腔解剖生理特征有利于疾病快速傳播。

Fournier 壞疽通常由泌尿生殖道或肛周的初始感染灶引起，感染有時以暴發(fā)性方式蔓延，導(dǎo)致多器官功能障礙、膿毒性休克甚至死亡［13］，80% 以上的病例是混合微生物感染。Fournier 壞疽最常見于多種微生物（需氧菌和厭氧菌） 協(xié)同造成的感染， 感染進(jìn)一步導(dǎo)致組織壞死， 創(chuàng)面分離出的最常見的病原菌為大腸桿菌， 其次為鏈球菌、 銅綠假單胞菌、金黃色葡萄球菌及較少見的擬桿菌、腸桿菌、葡萄球菌、腸球菌、棒狀桿菌和肺炎克雷伯菌等，另外也有一些真菌感染的報道［14］。研究［15］顯示： 51. 5% 的 Fournier 壞疽患者體質(zhì)量指數(shù)（body mass index， BMI） ≥25 kg ? m-2， 39. 4% 患者BMI≥30 kg?m-2。

Fournier 壞疽的感染程度及范圍往往與表皮外觀改變不一致，進(jìn)而易造成臨床醫(yī)師對病情判斷的失誤，查體診斷主要是通過識別特征性的捻發(fā)音和患處紅腫熱痛［16］。研究［17］ 顯示：會陰部皮膚的黑色病變可能是Fournier 壞疽的先兆或僅有的外在表現(xiàn)。但Fournier 壞疽臨床表現(xiàn)可能因患者的并發(fā)癥和感染擴(kuò)展程度而異，出現(xiàn)明顯臨床體征再行治療往往會延誤治療時機(jī)，因此應(yīng)用實(shí)驗(yàn)室檢查及影像學(xué)檢查輔助診斷可提高該病的檢出率。實(shí)驗(yàn)室檢查可以采用LRINEC 評分評估發(fā)生Fournier 壞疽的風(fēng)險及預(yù)后［18］。LRINEC 評分gt;6 分時，嚴(yán)重軟組織感染患者發(fā)生壞死性筋膜炎的可能性較大；評分gt;8 分時， 發(fā)生Fournier 壞疽的可能性大大提高［8］。但LRINEC 評分在緊急情況下敏感性有限。此外，F(xiàn)GSI 常用于對Fournier 壞疽的發(fā)生風(fēng)險進(jìn)行分級并預(yù)測Fournier 壞疽患者死亡率。FGSI 與患者死亡率之間存在相關(guān)性，F(xiàn)GSI 9 分是預(yù)測Fournier 壞疽患者死亡敏感性和特異性的閾值。最近有研究者［9］ 建議將FGSI 作為Fournier 壞疽患者死亡率的預(yù)測指標(biāo)，以期提高評估Fournier 壞疽的敏感性和特異性。此外，F(xiàn)ournier 壞疽患者的實(shí)驗(yàn)室檢查可檢測出代謝性酸中毒、白細(xì)胞增多、血小板減少、貧血和生化異常等。影像學(xué)檢查中，在Fournier 壞疽的早期階段，僅可見非特異性軟組織腫脹；隨著疾病的進(jìn)展，軟組織中的氣體可能在X 線片上表現(xiàn)為陰囊或會陰部透亮的細(xì)線條。在臨床檢查之前，X 線片可以顯示軟組織氣體。X 線檢查Fournier 壞疽患者軟組織氣體的敏感性為90%～100%，而臨床僅 19%～64% 的患者能檢查出有氣體產(chǎn)生［19］。CT 有助于評估病變范圍， 明確 Fournier 壞疽的診斷［20］。CT 對Fournier 壞疽的診斷優(yōu)于X 線平片和超聲。理想情況下，CT 掃描的視野應(yīng)包括腹部和盆腔，并延伸至?xí)幒完幠?，以評估疾病的范圍和潛在的感染來源。CT 檢查還可以與其他有類似臨床表現(xiàn)的疾病，如軟組織水腫或蜂窩織炎等進(jìn)行鑒別。Fournier 壞疽的超聲檢查可見陰囊軟組織增厚、水腫和充血，軟組織內(nèi)可能包含有偽影的高回聲，代表軟組織內(nèi)氣體［21］。與超聲和CT 比較，磁共振成像（magnetic resonance imaging， MRI） 具有更好的軟組織對比度和分辨率， 可作為診斷Fournier 壞疽的輔助手段。 與超聲和 CT 比較，MRI 能更準(zhǔn)確地顯示感染的范圍， 包括會陰、臀部、筋膜層和腹壁，并能更詳細(xì)地顯示肛瘺和肛周膿腫［22］。

積極進(jìn)行液體復(fù)蘇、穩(wěn)定血流動力學(xué)、糾正電解質(zhì)紊亂、早期聯(lián)合足量應(yīng)用廣譜抗生素和反復(fù)多次徹底手術(shù)清創(chuàng)是Fournier 壞疽的主要治療方法。與嚴(yán)重外傷和燒傷患者一樣，病情危重的Fournier壞疽患者需要立即行液體復(fù)蘇，糾正電解質(zhì)失衡；靜脈給予廣譜抗生素，抗生素治療方案包括有效的抗需氧菌、厭氧菌、革蘭陽性菌和革蘭陰性菌；同時取樣創(chuàng)面和（或） 血液行細(xì)菌培養(yǎng)和藥物敏感試驗(yàn)，隨后根據(jù)細(xì)菌培養(yǎng)結(jié)果、藥物敏感試驗(yàn)和臨床效果來調(diào)整抗生素的類型及其劑量。常用的聯(lián)合用藥方案為：1 種β-內(nèi)酰胺酶抑制劑或二代以上的頭孢類抗生素，加上1 種氨基糖甙類抗生素和抗厭氧菌的克林霉素或甲硝唑［23］。

早期徹底的手術(shù)清創(chuàng)是提高Fournier 壞疽患者生存率的最重要因素［24］。Fournier 壞疽患者需要多學(xué)科治療團(tuán)隊(duì)， 包括燒傷外科、放射科、泌尿外科、普通外科、重癥監(jiān)護(hù)醫(yī)師和傷口護(hù)理專家等。對于累及會陰或直腸周圍組織的Fournier 壞疽患者，通常需要進(jìn)行會陰和直腸周圍區(qū)域的清創(chuàng)和結(jié)腸造口術(shù)；部分Fournier 壞疽患者可能需行恥骨上膀胱造瘺來防止尿液對創(chuàng)面的污染［25］。清創(chuàng)術(shù)可能導(dǎo)致廣泛的軟組織缺損，需要植皮或皮瓣來覆蓋缺損。伴有多種并發(fā)癥的Fournier 壞疽患者術(shù)后需在重癥監(jiān)護(hù)病房治療以維持血流動力學(xué)穩(wěn)定。

Fournier 壞疽傳統(tǒng)治療為切開后開放引流，主要弊端是因壞死范圍廣使低位引流難以充分，引流不暢可進(jìn)一步導(dǎo)致感染加重，甚至導(dǎo)致患者死亡。負(fù)壓引流技術(shù)是利用貼膜和敷料將開放的創(chuàng)面轉(zhuǎn)為一個封閉及可控的環(huán)境，進(jìn)而通過負(fù)壓吸引將創(chuàng)面的分泌物、壞死組織和細(xì)菌引流出，形成自動清創(chuàng)過程；同時密閉環(huán)境和持續(xù)的負(fù)壓吸引，使創(chuàng)面形成持續(xù)低氧或相對缺氧的微酸性環(huán)境，從而抑制創(chuàng)面病原微生物的生長，促進(jìn)血管生成和肉芽組織形成，以早期重建創(chuàng)面。在Fournier 壞疽治療中應(yīng)用負(fù)壓引流技術(shù)，能夠減輕患者的換藥疼痛，增強(qiáng)患者患肢的活動能力，并縮短住院和治療的時間［26］。

Fournier 壞疽導(dǎo)致的皮膚及皮下組織缺損創(chuàng)面的修復(fù)手術(shù)包括一期縫合、筋膜瓣、肌皮瓣和皮片移植等。除少數(shù)可縫合的傷口外，刃厚皮移植是最常用的修復(fù)手段，可快速覆蓋大面積缺損，也可選擇網(wǎng)狀皮移植覆蓋創(chuàng)面。一般認(rèn)為使用非網(wǎng)狀皮可減少皮片攣縮和瘢痕增生，與網(wǎng)狀皮移植比較，非網(wǎng)狀皮移植能夠增強(qiáng)分泌物引流，從而減少創(chuàng)面的污染和浸漬。刃厚皮移植修復(fù)陰囊和會陰部缺損也存在一些缺點(diǎn)，移植后常出現(xiàn)瘢痕攣縮，瘢痕不美觀。此外，刃厚皮片在耐摩擦和柔韌度方面不如筋膜皮瓣或肌皮瓣。如果皮膚缺損并發(fā)大而深的空腔，則需要肌瓣來消除死腔。肌瓣或肌皮瓣組織血運(yùn)豐富，因此對污染創(chuàng)面的細(xì)菌或真菌感染具有更強(qiáng)的抵抗力。如創(chuàng)面缺損較大涉及功能部位或特殊器官如陰囊等，可以應(yīng)用皮瓣進(jìn)行修復(fù)，如可以使用旋股筋膜皮瓣合在一起覆蓋睪丸［27］。

本例患者為肛周感染后波及陰囊和會陰部的Fournier 壞疽，入院時患者意識淡漠，營養(yǎng)狀態(tài)極差，監(jiān)護(hù)提示心率快、血壓低和血氧低，血?dú)夥治鎏崾敬嬖诖x性堿中毒、低鈉血癥和低鈣血癥，腹部CT 提示肛周、左側(cè)腹股溝區(qū)和會陰部等均存在感染，LRINEC 評分為9 分，屬高風(fēng)險人群，F(xiàn)GSI為11 分， 遂于入院當(dāng)天行急診清創(chuàng)手術(shù)去除壞死組織，積極補(bǔ)液行液體復(fù)蘇改善休克情況，同時聯(lián)合應(yīng)用美羅培南和萬古霉素控制全身感染，加強(qiáng)營養(yǎng)支持治療，糾正酸堿平衡和電解質(zhì)紊亂，待患者病情穩(wěn)定后再行擴(kuò)創(chuàng)手術(shù)，安置簡易負(fù)壓裝置充分引流感染部位直至引流液清亮，減輕患者換藥的痛苦， 擇合適時機(jī)選擇皮瓣與植皮聯(lián)合方式修復(fù)創(chuàng)面，重建陰囊功能。

Fournier 壞疽是一種發(fā)生在生殖器、會陰和（或） 肛周的快速進(jìn)展的皮膚及皮下組織感染，及早診斷和盡早手術(shù)干預(yù)是改善患者預(yù)后的關(guān)鍵。對于不能確診的病例，應(yīng)選擇多種診斷手段，包括實(shí)驗(yàn)室檢查和影像學(xué)檢查與臨床表現(xiàn)相結(jié)合，爭取早診斷早治療。Fournier 壞疽大多數(shù)是混合微生物感染，需要廣譜抗生素和反復(fù)徹底的外科清創(chuàng)。當(dāng)全身及局部感染得到控制后，應(yīng)選擇合適的方案行換藥或其他清創(chuàng)治療以期早期行創(chuàng)面重建。創(chuàng)面清潔后根據(jù)具體情況選取縫合、皮膚移植和皮瓣修復(fù)等方法，往往可獲得良好的功能和美容效果。

利益沖突聲明：

所有作者聲明不存在利益沖突。

作者貢獻(xiàn)聲明：

孔祥力參與資料收集整理和論文撰寫，石凱參與論文選題、患者手術(shù)方案制定和實(shí)施，張喜、薛巖、洪雷和張修航參與數(shù)據(jù)收集和整理及論文修改。

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[基金項(xiàng)目] 吉林省科技廳自然科學(xué)基金項(xiàng)目（20200201508JC）