膀胱子宮瘺一例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

肖婉婷，鄒倩

膀胱子宮瘺是指膀胱與子宮間的病理性通道。瘺管發(fā)生的原因包括婦科手術(shù)損傷、產(chǎn)科損傷、放射性損傷和晚期惡性腫瘤侵犯等[1]。其中低位剖宮產(chǎn)是主要病因，尤其是多次剖宮產(chǎn)，據(jù)統(tǒng)計(jì)膀胱子宮瘺病因中剖宮產(chǎn)占88%[2-3]。膀胱子宮瘺因臨床罕見且癥狀多樣而容易被誤診，確診常需要結(jié)合多種診斷方式，其治療方式因確診的時(shí)間和癥狀的嚴(yán)重程度亦有所不同。本研究對(duì)湖北省婦幼保健院（我院）確診的1 例Youssef's 綜合征為典型表現(xiàn)的膀胱子宮瘺患者的臨床特征及診治方案進(jìn)行回顧性分析，以期提高對(duì)膀胱子宮瘺認(rèn)識(shí)，減少誤診誤治。

1 病例報(bào)告

患者 女，36 歲，孕3 產(chǎn)2，因剖宮產(chǎn)后閉經(jīng)且間斷血尿2 年余，于2019 年4 月15 日就診于我院門診。患者2009 年2 月因重度子癇行剖宮產(chǎn)，2015 年因剖宮產(chǎn)瘢痕妊娠行腹腔鏡手術(shù)（具體不詳），2016 年8 月患者再次在外院行剖宮產(chǎn)手術(shù)，術(shù)后出現(xiàn)血尿，持續(xù)1 周，具體處理不詳，按期出院。術(shù)后月經(jīng)未來潮，2 年多來間斷血尿，陰道內(nèi)偶有液體溢出，不受控制，伴下腹切割樣疼痛，多次就診予以調(diào)經(jīng)、止血治療，月經(jīng)仍未來潮，血尿無明顯好轉(zhuǎn)。

2019 年4 月15 日于門診行宮腔鏡檢查示：宮頸內(nèi)口處見一橫隔，將宮腔分為上下兩部分腔室，容量大小相似（見圖1），上部分腔室似呈憩室樣改變，腔內(nèi)未見正常子宮內(nèi)膜，下部分腔室為正常宮腔，可見正常子宮內(nèi)膜，未見明顯異常增生或粘連，雙側(cè)子宮角部及雙側(cè)輸卵管開口可顯示。2019 年4 月18 日于我院門診行B 超和三維超聲示：子宮下段右側(cè)前壁切口處與膀胱后壁間回聲連續(xù)性中斷，兩者間可見長(zhǎng)約0.6 cm、寬約0.2 cm 的瘺管相通；瘺管下方可見長(zhǎng)約2.3 cm、寬約0.12～0.22 cm 的管狀無回聲區(qū)，其下端距宮頸外口約0.9 cm 處與宮頸管相連通，膀胱加壓后其內(nèi)可見彩色多普勒信號(hào)（見圖2 和圖3）。

圖1 宮腔鏡下所見瘺口

圖2 B 超下所見瘺口

患者于2019 年4 月27 日收入院，入院后完善術(shù)前檢查。尿常規(guī)：隱血+，鱗狀上皮細(xì)胞151 個(gè)/μL，輕度渾濁，顏色淡黃色，余無異常；血常規(guī)、凝血常規(guī)、肝腎功能、心電圖及胸片均未見異常。2019 年4 月29 日行腹腔鏡下膀胱子宮瘺修補(bǔ)術(shù)+膀胱鏡檢查+右側(cè)輸尿管支架置入術(shù)，術(shù)中膀胱鏡下見膀胱后壁正中可見直徑約1 cm 瘺口，瘺口周邊可見數(shù)個(gè)小息肉（見圖4），膀胱壁光滑，兩側(cè)輸尿管開口可見，未見明顯出血，右側(cè)輸尿管支架置入順利，左側(cè)輸尿管支架置入失敗。腹腔鏡下見子宮前壁與大網(wǎng)膜及膀胱形成致密粘連，活動(dòng)度差，雙側(cè)附件未見明顯異常。腹腔鏡下游離膀胱與子宮前壁粘連處，鈍性及銳性分離至宮頸處，下推膀胱，顯示膀胱后壁正中瘺口，見清亮尿液流出（見圖5），切除瘺口周圍瘢痕組織，可吸收線縫合膀胱瘺口及子宮下段瘺口，術(shù)后取出右側(cè)輸尿管支架，膀胱留置三腔導(dǎo)尿管1 根，宮腔放置宮腔引流管1 根。術(shù)后第2 天拔除宮腔引流管。2019 年5 月5 日復(fù)查尿常規(guī)示：尿中紅細(xì)胞195 個(gè)/μL，隱血++；比重1.006；蛋白質(zhì)弱陽性，白細(xì)胞弱陽性，余無異常。血常規(guī)未見異常。2019年5 月6 日患者及家屬要求出院，出院時(shí)患者一般情況良好，腹部切口愈合良好，導(dǎo)尿管通暢，尿色清。1 周后患者返院拔除三腔導(dǎo)尿管。術(shù)后1 個(gè)月、3 個(gè)月、半年及每年來院復(fù)查直至2023 年5 月11 日，無血尿出現(xiàn)，月經(jīng)周期規(guī)律，B 超提示子宮下段切口及膀胱后壁破口愈合良好。

圖4 膀胱鏡下所見瘺口

圖5 腹腔鏡下所見瘺口

2 討論

膀胱子宮瘺是一種少見的泌尿生殖瘺類型，其發(fā)生率在泌尿生殖瘺中占1%～4%[4-5]。1957 年Youssef[6]報(bào)道了1 例以周期性血尿、閉經(jīng)及無陰道漏尿?yàn)榕R床綜合征的膀胱子宮瘺，并首次提出了“月經(jīng)尿”的概念。2000 年Józwik 等[7]根據(jù)經(jīng)血流出通道將膀胱子宮瘺分為3 型，Ⅰ型即Youssef's 綜合征，是膀胱子宮瘺最常見的一種類型，以周期性血尿、閉經(jīng)及無陰道漏尿三聯(lián)征為特征（月經(jīng)僅從膀胱流出）；Ⅱ型是周期性血尿、規(guī)律的月經(jīng)和陰道漏尿（經(jīng)血既可從膀胱流出，又可從陰道流出）；Ⅲ型只有陰道漏尿，無周期性血尿，有規(guī)律的月經(jīng)（經(jīng)血僅從陰道流出）。本例患者符合Youssef's 綜合征的典型特征，術(shù)中證實(shí)瘺口位置位于子宮下段靠近宮頸部，符合既往剖宮產(chǎn)手術(shù)病史。Westman[8]提出了子宮峽部存在功能性括約肌假說：膀胱充滿尿液時(shí)，無陰道漏尿，當(dāng)月經(jīng)期時(shí)經(jīng)血擴(kuò)張宮腔，子宮峽部括約肌放松可導(dǎo)致經(jīng)血進(jìn)入膀胱而形成“月經(jīng)尿”。本例患者術(shù)中分離子宮前壁與膀胱粘連，下推膀胱后，無子宮峽部括約肌作用，膀胱瘺口見清亮尿液流出，證實(shí)了該假說。

膀胱鏡檢查、宮腔鏡檢查、泌尿系統(tǒng)造影、子宮造影、B 超和其他類型的影像學(xué)檢查是膀胱子宮瘺的診斷方法。主要目的是確定瘺管的位置、大小、類型及評(píng)估瘺口周邊的瘢痕組織，排除其他可能存在的并發(fā)瘺管。如果并發(fā)多個(gè)瘺管及瘺口，那么則需將所有瘺管、瘺口均修補(bǔ)好，否則術(shù)后仍然會(huì)存在膀胱子宮瘺的相關(guān)臨床癥狀。我院B 超發(fā)現(xiàn)本例患者膀胱后壁瘺口與兩個(gè)瘺管相連，其一通向子宮下段切口，其二為一細(xì)長(zhǎng)瘺道，與宮頸管相通，宮腔鏡探查僅發(fā)現(xiàn)第一個(gè)子宮切口處瘺口及瘺管，并未發(fā)現(xiàn)第二個(gè)瘺管，但是并發(fā)兩個(gè)瘺管的瘺口均位于膀胱后壁，術(shù)中將膀胱后壁及子宮下段前壁切口處修補(bǔ)好，術(shù)后均達(dá)到滿意的效果。

根據(jù)瘺管的大小、出現(xiàn)的時(shí)間和癥狀，膀胱子宮瘺的治療方式也不同。對(duì)于早期診斷的膀胱子宮瘺（產(chǎn)后或者術(shù)后6 周以內(nèi)診斷），可選擇放置導(dǎo)尿管4～6 周。據(jù)報(bào)道，直徑小于0.5 cm 的瘺口，保守治療具有較好療效，自發(fā)性愈合成功率為5%[1，9]。有研究報(bào)道采用內(nèi)分泌治療，例如促性腺激素釋放激素激動(dòng)劑（gonadotropin-releasing hormone agonist，GnRHa）、達(dá)那唑和口服避孕藥等激素治療誘導(dǎo)閉經(jīng)，達(dá)到瘺口自發(fā)愈合的目的，治療期多為6 個(gè)月[10]。對(duì)于大多數(shù)患者來說手術(shù)是最終的治療方法，手術(shù)治療方法包括瘺口修補(bǔ)、電灼、膀胱鏡下激光消融或在瘺管注射纖維蛋白或拼貼膠等[11]。Spinelli 等[12]報(bào)道1 例35 歲的膀胱子宮瘺患者，經(jīng)內(nèi)鏡在瘺口膀胱側(cè)的黏膜及肌肉層注射微碎片自體脂肪組織，從而使瘺口修復(fù)成功。根據(jù)瘺口的位置，手術(shù)入徑可以通過經(jīng)腹、經(jīng)陰道、腹腔鏡及機(jī)器人入路[3]。瘺口修補(bǔ)手術(shù)的原則包括最佳的手術(shù)條件、合適的視野、瘺口部位無張力的血液供應(yīng)和術(shù)后引流[13]。對(duì)于手術(shù)的最佳時(shí)機(jī)選擇，有學(xué)者認(rèn)為等待子宮完全復(fù)舊和瘺口周圍的炎癥及水腫恢復(fù)后再行修補(bǔ)，對(duì)于剖宮產(chǎn)術(shù)后的瘺口修補(bǔ)，手術(shù)可以延遲3～6 個(gè)月[1]。與開放手術(shù)相比（經(jīng)陰道和經(jīng)腹），腹腔鏡手術(shù)的優(yōu)點(diǎn)是可減少不適癥狀、縮短住院時(shí)間、美容效果好，成功率與開腹手術(shù)相似。近年來，機(jī)器人輔助手術(shù)逐步開展，其效果與腹腔鏡相當(dāng)，優(yōu)點(diǎn)是手術(shù)視野的可視化程度提高、組織的精細(xì)操作和解剖，但費(fèi)用昂貴，尚未廣泛應(yīng)用于臨床[9]。

綜上所述，膀胱子宮瘺是一種罕見的泌尿生殖系統(tǒng)并發(fā)癥，需要根據(jù)既往手術(shù)病史、癥狀及多種輔助檢查確定瘺管的位置，盡早確診可以為患者爭(zhēng)取保守治療的機(jī)會(huì)，因瘺管局部炎癥隨時(shí)間進(jìn)展越久，保守治療的治愈概率越低。對(duì)于直徑大或時(shí)間長(zhǎng)的瘺管，腹腔鏡下手術(shù)修補(bǔ)具有明顯優(yōu)勢(shì)。