掌指骨結(jié)核三例

李翔 周奕 李國(guó)忠 寸新華

骨關(guān)節(jié)結(jié)核是常見(jiàn)的肺外結(jié)核之一，據(jù)國(guó)外文獻(xiàn)統(tǒng)計(jì)，骨關(guān)節(jié)結(jié)核約占所有結(jié)核病的1%～6.7%，占肺外結(jié)核的5%～19%[1]。而短骨結(jié)核如掌指骨結(jié)核更為罕見(jiàn)，且主要發(fā)病于5歲以下兒童[2]。故掌指骨結(jié)核因其較低的發(fā)病率導(dǎo)致其早期臨床癥狀不典型易造成誤診及漏診。掌指骨因其重要的功能作用，延誤診斷可造成患者關(guān)節(jié)功能障礙、疼痛明顯、竇道形成而延誤最佳治療時(shí)機(jī)，早期的診斷及治療能夠較好的恢復(fù)功能[3]。筆者收集自2019年6月1日至2021年4月7日收治于昆明市第三人民醫(yī)院確診為“掌指骨結(jié)核”的3例成年患者，通過(guò)對(duì)3例患者的病史、臨床癥狀、實(shí)驗(yàn)室檢查、影像學(xué)表現(xiàn)及診治過(guò)程進(jìn)行分析，總結(jié)病例特點(diǎn)，旨在提高掌指骨結(jié)核的診斷符合率，避免延誤最佳治療時(shí)機(jī)。

臨床資料

例1患者，男性，43歲，因右手中指外傷后畸形伴活動(dòng)受限1年余，腫痛破潰2周，于2021年4月7日收住昆明市第三人民醫(yī)院骨科?；颊?年前曾因外傷致右手中指脫位、活動(dòng)受限，在家自行復(fù)位及涂抹“跌打酒”治療后右手中指活動(dòng)稍好轉(zhuǎn)，期間反復(fù)出現(xiàn)右手中指腫痛，未予以正規(guī)治療。2周前無(wú)明顯誘因再次出現(xiàn)右手中指外傷處腫痛，口服阿莫西林及涂抹“跌打酒”效果不佳，后腫痛逐漸加重，并出現(xiàn)破潰，就診于某綜合醫(yī)院骨科，診斷為陳舊性指關(guān)節(jié)脫位或腱鞘膿腫。當(dāng)?shù)蒯t(yī)院沿破潰處行切開(kāi)引流后效果不佳，因患者系HIV感染者，為求進(jìn)一步診治，遂轉(zhuǎn)至昆明市第三人民醫(yī)院骨科。

入院查體：右手中指近節(jié)及中節(jié)活動(dòng)受限，局部腫脹明顯，皮溫稍高，無(wú)明顯波動(dòng)感，背側(cè)見(jiàn)0.2 cm×0.1 cm×1 cm皮膚竇道，局部可見(jiàn)少量淡血性滲出。白細(xì)胞計(jì)數(shù)為6.2×109/L(正常值范圍為4×109～10×109/L)，中性粒細(xì)胞計(jì)數(shù)為2.8×109/L(正常值范圍為2.04×109～7.6×109/L)，血紅細(xì)胞沉降率為40 mm/1 h(正常值范圍為0～15 mm/1 h)。X線顯示右手中指腫脹，指關(guān)節(jié)脫位，指骨骨髓炎征象。MRI提示右手中指近節(jié)指骨遠(yuǎn)端、中節(jié)指骨近端骨質(zhì)破壞，近中指間關(guān)節(jié)掌頭側(cè)脫位。周圍軟組織腫脹。右中指伸肌腱中遠(yuǎn)段變薄，損傷可能性大。右手軟組織腫脹，以背側(cè)腫脹顯著(圖1，2)。結(jié)核感染T細(xì)胞斑點(diǎn)試驗(yàn)(T-SPOT.TB)陽(yáng)性。竇道處膿液涂片及GeneXpert MTB/RIF檢查陽(yáng)性，利福平敏感。

初步診斷：(1)右手中指指骨結(jié)核；(2)陳舊性指關(guān)節(jié)脫位；(3)艾滋病。予以利福平0.45 g，靜脈滴注，1次/d；異煙肼0.3 g，靜脈滴注，1次/d；吡嗪酰胺0.5 g/次，口服，3次/d；乙胺丁醇0.75 g，口服，1次/d?？菇Y(jié)核治療3周后，經(jīng)患者同意，于2021年4月15日行右手中指清創(chuàng)+病灶清除+負(fù)壓封閉引流術(shù)，術(shù)后紅腫較前明顯消退，并于2021年4月23日行右手中指清創(chuàng)+植骨融合克氏針內(nèi)固定術(shù)。術(shù)后第3天及術(shù)后1個(gè)月復(fù)查患者恢復(fù)情況(圖3，4)?；颊叱鲈汉笞孕袔幙菇Y(jié)核治療。

例2患者，女，22歲，因右手背側(cè)腫痛6個(gè)月余，破潰流膿2個(gè)月，于2020年8月24日收入昆明市第三人民醫(yī)院骨科。患者6個(gè)月前無(wú)明顯誘因出現(xiàn)右側(cè)手背腫痛，起初未予以重視，期間不慎摔傷患肢后出現(xiàn)右手腫脹較前明顯加重，于當(dāng)?shù)匦l(wèi)生院檢查后予以云南白藥對(duì)癥治療，但效果不佳，后出現(xiàn)腫脹處破潰，流出黃色膿性分泌物，患者再次至當(dāng)?shù)匦l(wèi)生院治療，考慮皮膚軟組織感染，予以局部換藥處理后癥狀仍無(wú)好轉(zhuǎn)。隨后患者就診于紅河州第三人民醫(yī)院，行右手MRI檢查，提示右手第五掌骨病變伴周圍軟組織腫脹，考慮感染性病變，予以換藥及頭孢抗炎對(duì)癥治療后局部紅腫稍減輕，但患肢功能欠佳。治療期間偶有高熱，最高體溫39 ℃，行胸部X線檢查，考慮肺結(jié)核可能，遂建議患者至昆明市第三人民醫(yī)院骨科進(jìn)一步治療。

圖1，2 患者,男，43歲。MRI顯示右手中指近節(jié)指骨遠(yuǎn)端、中節(jié)指骨近端形態(tài)不規(guī)則，不規(guī)則骨質(zhì)破壞，中節(jié)指骨掌頭側(cè)移位，右中指伸肌腱中遠(yuǎn)段變薄，周圍軟組織腫脹 圖3 術(shù)后第3天，X線檢查顯示右手第3指骨內(nèi)固定術(shù)后改變，右手近節(jié)及中指指骨局部骨質(zhì)密度增高、不均勻、邊緣毛糙，關(guān)節(jié)間隙變窄、消失，周圍軟組織腫脹 圖4 術(shù)后1個(gè)月復(fù)查，骨質(zhì)密度進(jìn)一步增高，周圍腫脹軟組織較前略減輕

入院查體顯示，右手掌背側(cè)及小指周圍紅腫伴活動(dòng)受限，中央竇道形成，可見(jiàn)少量淡黃色膿性液滲出，局部皮溫稍高。白細(xì)胞計(jì)數(shù)為7.01×109/L(正常值范圍為4×109～10×109/L)，中性粒細(xì)胞計(jì)數(shù)為4.31×109/L(正常值范圍為2.04×109～7.6×109/L)，血紅細(xì)胞沉降率為100 mm/1 h(正常值范圍為0～20 mm/1 h)；入院行手部X線、CT掃描及MR檢查，提示右側(cè)第5掌指關(guān)節(jié)間隙狹窄，第5近節(jié)指骨基底部及第5掌骨頭骨質(zhì)破壞，邊緣可見(jiàn)條狀骨膜反應(yīng)，局部可見(jiàn)不規(guī)則狀死骨形成，病灶周圍可見(jiàn)膿腫及竇道形成，關(guān)節(jié)腔積液，軟組織腫脹，無(wú)關(guān)節(jié)強(qiáng)直及軟組織腫塊(圖5～9)。收入昆明市第三人民醫(yī)院后，T-SPOT.TB檢查陽(yáng)性，多次痰培養(yǎng)及竇道分泌物培養(yǎng)分枝桿菌陽(yáng)性。竇道膿液GeneXpert MTB/RIF檢測(cè)陽(yáng)性且利福平敏感，初診為：(1)右手第五掌指關(guān)節(jié)結(jié)核。(2)繼發(fā)性肺結(jié)核(浸潤(rùn)性)，雙肺，涂片陰性培養(yǎng)陽(yáng)性。并予利福平0.45 g/次，靜脈滴注，1次/d；異煙肼0.3 g/次，靜脈滴注，1次/d；吡嗪酰胺0.5 g/次，口服，3次/d；乙胺丁醇0.75 g/次，口服，1次/d；阿米卡星0.4 g/次，靜脈滴注，1次/d，規(guī)范治療3周后，于2020年10月10日行右手第五掌骨結(jié)核病灶清除+阿米卡星抗菌骨水泥植入術(shù)。術(shù)后病理提示慢性肉芽腫性炎(圖10)，規(guī)律服藥至今，門診隨訪CT檢查未見(jiàn)新發(fā)膿腫及骨質(zhì)破壞(圖11～14)。

例3患者，男，21歲，因咳嗽發(fā)熱1年伴右手環(huán)指腫脹2個(gè)月余，于2019年6月1日入院，患者1年前因反復(fù)咳嗽伴發(fā)熱，在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行胸部CT掃描，提示胸腔中等量積液，右上肺結(jié)核可能，當(dāng)?shù)蒯t(yī)院建議患者轉(zhuǎn)入昆明市第三人民醫(yī)院結(jié)核科進(jìn)一步治療。入院行T-SPOT.TB檢測(cè)陽(yáng)性，行胸腔穿刺置管引流術(shù)，抽取積液為草綠色液，穿刺液行抗酸桿菌涂片陽(yáng)性，予利福平0.45 g/次，靜脈滴注，1次/d；異煙肼0.3 g/次，靜脈滴注，1次/d；吡嗪酰胺0.5 g/次，口服，3次/d；乙胺丁醇0.75 g/次，口服，1次/d抗結(jié)核治療，后因高尿酸血癥，改吡嗪酰胺為左氧氟沙星0.4 g/次，靜脈滴注，1次/d，經(jīng)治療好轉(zhuǎn)出院自行服藥。

圖11，12 患者，女，22歲。術(shù)后1周復(fù)查手部 X 線攝片及 CT，提示右側(cè)第5掌骨內(nèi)死骨清除，骨水泥植入 圖13，14 術(shù)后6個(gè)月復(fù)查手部 X 線及CT，提示術(shù)后無(wú)復(fù)發(fā)，骨質(zhì)破壞好轉(zhuǎn)，軟組織腫脹好轉(zhuǎn)

圖15～17 患者，男，21歲。手MRI PDWI橫斷位提示右手第4掌指關(guān)節(jié)關(guān)節(jié)腔積液，背側(cè)膿腫形成、竇道形成

因院外治療期間服藥不規(guī)律，2個(gè)月前新發(fā)右手第四指骨腫痛伴竇道形成，患指活動(dòng)受限，下肢浮腫，經(jīng)當(dāng)?shù)蒯t(yī)院抗炎、支持治療及換藥等處理后未見(jiàn)好轉(zhuǎn)，轉(zhuǎn)入昆明市第三人民醫(yī)院骨科，入院白細(xì)胞計(jì)數(shù)為6.81×109/L(正常值范圍為4×109～10×109/L)，中性粒細(xì)胞計(jì)數(shù)為4.38×109/L(正常值范圍為2.04×109～7.6×109/L)，血紅細(xì)胞沉降率為32 mm/1 h(正常值范圍為0～15 mm/1 h)；白蛋白22 g/L(正常值范圍為34～54 g/L)，入院行手部MR檢查，提示右側(cè)第4掌指關(guān)節(jié)腔積液，背側(cè)軟組織內(nèi)膿腫形成，該膿腫與腕關(guān)節(jié)膿腫相通，掌指關(guān)節(jié)間隙狹窄，無(wú)骨質(zhì)破壞及骨膜反應(yīng)，無(wú)關(guān)節(jié)強(qiáng)直(圖15～17)?；贾改撘篏eneXpert MTB/RIF檢測(cè)顯示陽(yáng)性，膿液培養(yǎng)結(jié)核分枝桿菌陽(yáng)性。藥敏試驗(yàn)提示對(duì)利福平及異煙肼耐藥，調(diào)整抗結(jié)核方案為利奈唑胺0.6 g/次，口服，1次/d；貝達(dá)喹啉400 mg/次，口服，1次/d；左氧氟沙星0.6 g/次，靜脈滴注，1次/d；環(huán)絲氨酸0.25 g/次，口服，3次/d；氯法齊明0.1 g/次，口服，3次/d。入院診斷為：(1)右手第4指骨結(jié)核；(2)繼發(fā)性肺結(jié)核。經(jīng)科室討論后擬行患指清創(chuàng)術(shù)，但患者要求保守治療并帶藥出院，在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院換藥處理，經(jīng)電話隨訪腫脹已消退，竇道閉合。

討 論

掌指骨結(jié)核因其罕見(jiàn)性，早期癥狀不典型、癥狀較輕及極低的發(fā)病率，常導(dǎo)致延誤診斷，臨床中常誤診為掌指關(guān)節(jié)骨髓炎、類風(fēng)濕性關(guān)節(jié)炎、腱鞘炎、腱鞘囊腫[4]。早期病理改變主要為滑膜結(jié)核，但病情進(jìn)一步加重將導(dǎo)致關(guān)節(jié)面損害，成為全關(guān)節(jié)結(jié)核進(jìn)而被診斷，但此時(shí)已造成關(guān)節(jié)毀損性破壞，致殘致畸率較高[5]。

本研究的3例確診患者中，2例為男性，1例為女性，均為成人，有2例存在肺結(jié)核依據(jù)。在臨床癥狀上有2例存在不同程度發(fā)熱盜汗等結(jié)核中毒癥狀，3例患者均存在患指的疼痛腫脹、功能受限及竇道形成。入院檢驗(yàn)結(jié)果顯示白細(xì)胞總數(shù)及中性粒細(xì)胞計(jì)數(shù)均正常，且血紅細(xì)胞沉降率增快，行T-SPOT.TB檢查均為陽(yáng)性。影像學(xué)表現(xiàn)多為關(guān)節(jié)間隙狹窄、關(guān)節(jié)骨質(zhì)破壞、死骨形成、關(guān)節(jié)腔積液、關(guān)節(jié)周圍膿腫及竇道形成，與馬俊等[6]研究結(jié)果基本一致。3例患者的診斷均依賴于細(xì)菌學(xué)和病理學(xué)的檢查，其GeneXpert MTB/RIF檢測(cè)均為陽(yáng)性。3例患者在規(guī)范抗結(jié)核治療的前提下，其中2例選擇手術(shù)，1例選擇保守治療，均得到不同程度好轉(zhuǎn)。

本研究3例患者均在其他醫(yī)院存在誤診情況，以致于患指遷延不愈、功能障礙，分析其原因如下：(1)掌指骨結(jié)核臨床癥狀不典型，起病隱匿，容易造成誤診，但如患者存在結(jié)核中毒癥狀、局部形成竇道且反復(fù)治療無(wú)效，應(yīng)考慮結(jié)核等特異性感染的可能，結(jié)核與化膿性感染均有可能形成竇道，化膿性感染起病較急，而結(jié)核起病多為慢性，病程從1個(gè)月至2年不等，且轉(zhuǎn)移性骨腫瘤病變較少發(fā)生關(guān)節(jié)間隙狹窄及膿腫、竇道，可以與之鑒別。(2)本研究3例患者X線攝片檢查均存在菲米斯特(Phemister)三聯(lián)征，也就是近關(guān)節(jié)周圍骨質(zhì)疏松、關(guān)節(jié)邊緣骨侵蝕性骨破壞及關(guān)節(jié)間隙變窄。CT及MR可見(jiàn)關(guān)節(jié)腔積液、關(guān)節(jié)周圍膿腫及竇道形成，對(duì)比化膿性感染，結(jié)核感染的骨質(zhì)破壞范圍大，骨質(zhì)破壞和硬化交替，關(guān)節(jié)間隙狹窄，且膿腫范圍大。有文獻(xiàn)報(bào)道，在早期病變中，增厚的滑膜呈低T1、低或高T2信號(hào)，其中T2低信號(hào)的增厚滑膜提示肉芽腫的形成[7]。而手部短骨腫瘤和腫瘤樣病變較為罕見(jiàn)，且多為良性病變，影像學(xué)表現(xiàn)多為侵襲性生長(zhǎng)，骨皮質(zhì)呈“蟲(chóng)蝕樣”或“篩孔樣”破壞，且骨皮質(zhì)多連續(xù)性中斷[8]。(3)3例掌指骨結(jié)核患者血象變化不大，但血紅細(xì)胞沉降率及T-SPOT.TB檢查多有陽(yáng)性表現(xiàn)，患者膿液GeneXpert MTB/RIF檢測(cè)均為陽(yáng)性，南海等[9]證實(shí)了GeneXpert MTB/RIF在骨關(guān)節(jié)結(jié)核中的應(yīng)用價(jià)值，但該技術(shù)在非?？漆t(yī)院難以實(shí)施，且結(jié)核分枝桿菌培養(yǎng)結(jié)果較久、陽(yáng)性率較低，易延誤診斷。(4)對(duì)于臨床中疑似掌指骨結(jié)核的患者，醫(yī)師根據(jù)經(jīng)驗(yàn)可考慮盡早行診斷性抗結(jié)核治療，也可避免造成患者不可逆性關(guān)節(jié)毀損破壞。

綜上所述，掌指骨結(jié)核在臨床中并不多見(jiàn)，誤診及漏診將導(dǎo)致患者出現(xiàn)不可逆性功能障礙，熟悉掌指骨結(jié)核臨床癥狀及特點(diǎn)、實(shí)驗(yàn)室及影像學(xué)表現(xiàn)，早期規(guī)范的抗結(jié)核藥物治療并輔以手術(shù)治療，對(duì)患者的診治至關(guān)重要。