宮頸癌IB 1期術(shù)后放療后右髂外假性動(dòng)脈瘤輸尿管瘺一例報(bào)告及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

王 凱 王新萍 陳進(jìn) 尚賢文 余軍輝

假性動(dòng)脈瘤繼發(fā)于各種原因?qū)е碌膭?dòng)脈壁破裂，以股動(dòng)脈最多見(jiàn)[1]。髂動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤少見(jiàn)，原因?yàn)轺膭?dòng)脈位于盆腔深部，不易受傷。假性動(dòng)脈瘤輸尿管瘺臨床極罕見(jiàn)，主要表現(xiàn)為間歇性的大量血尿[2]，傳統(tǒng)的影像學(xué)檢查很難發(fā)現(xiàn)瘺口位置，臨床診斷困難，常常誤診或漏診?，F(xiàn)報(bào)道我院診治的宮頸癌術(shù)后放療后右髂外假性動(dòng)脈瘤輸尿管瘺一例，并結(jié)合文獻(xiàn)分析如下。

一、病例報(bào)告

患者，女，55歲，因“宮頸癌術(shù)后放療后，反復(fù)血尿20余天”于2018年12月10日再次入院。入院后反復(fù)血尿，于2018年12月31日、2019年1月7日再發(fā)兩次大量血尿，分別約為500 ml、2 000 ml，均呈鮮紅色，可凝固，伴暈厥，有休克征象，每次大量血尿均需干預(yù)才能停止。2018年8月7日患者因“宮頸癌IB 1期”在我院全麻下行“腹腔鏡宮頸癌根治術(shù)（廣泛性子宮全切術(shù)+兩側(cè)卵巢動(dòng)靜脈高位結(jié)扎術(shù)+盆腔淋巴結(jié)清掃術(shù)+腹主動(dòng)脈旁淋巴結(jié)活檢術(shù)）+輸尿管鏡下兩側(cè)輸尿管D-J管置入術(shù)”，術(shù)后恢復(fù)可，拆線后予出院。術(shù)后病理診斷示：宮頸管粘液腺癌伴多枚盆腔巴結(jié)癌轉(zhuǎn)移，腹主動(dòng)脈旁淋巴結(jié)陰性，術(shù)后修正診斷宮頸癌ⅢC1期，進(jìn)一步予放療科治療，于2018年9月6日至2018年10月10日行26次放療，完成DT：95%PGTV 54 Gy/2.07 Gy/26 F，95%PTV1（盆腔）46.8 Gy/1.8 Gy/26 F，95%PTV2（腹膜后區(qū)）42 Gy/1.5 Gy/26 F。并于11月19日行紫杉醇針240 mg+順鉑針120 mg靜脈化療，骨髓抑制明顯，拒絕再次化療。查體：腹軟無(wú)壓痛、反跳痛，雙腎區(qū)，無(wú)叩痛。

輔助檢查：宮頸癌術(shù)前2018年8月3日增強(qiáng)MRI顯示右側(cè)髂內(nèi)外動(dòng)脈近段未見(jiàn)明顯異常（圖1A）。宮頸癌術(shù)后KUB+IVP：雙側(cè)泌尿系D-J管留置；導(dǎo)尿管留置，右側(cè)輸尿管中上段積水。泌尿系統(tǒng)B超：膀胱局部少量暗區(qū)，雙側(cè)腎臟可見(jiàn)，兩腎D-J管置管術(shù)后，右腎輕度積水。盆腔CT檢查：見(jiàn)右髂總動(dòng)脈下段及髂內(nèi)外動(dòng)脈分支區(qū)域軟組織密度灶包塊。膀胱鏡檢查： 未發(fā)現(xiàn)異常。2018年12月31日第一次大量血尿，量約為500 ml，色鮮紅，經(jīng)泌尿外科會(huì)診后于1月3日在全麻下行輸尿管鏡檢查術(shù)，術(shù)中見(jiàn)右輸尿管稍擴(kuò)張?jiān)龃郑琪膭?dòng)脈處可見(jiàn)活動(dòng)性出血，偶有噴血，術(shù)中行經(jīng)腹右側(cè)輸尿管球囊放置術(shù)+膀胱造瘺術(shù)，尿色轉(zhuǎn)清。術(shù)后4 d再次出現(xiàn)大量血尿，量約2 000 ml，色鮮紅，予調(diào)輸尿管擴(kuò)張球囊管壓力后出血仍偏多。予急診行腹主動(dòng)脈DSA 提示：右側(cè)髂內(nèi)動(dòng)脈造影，無(wú)明顯造影劑外滲，未見(jiàn)動(dòng)脈瘤（圖1B），右髂動(dòng)脈造影見(jiàn)右側(cè)髂外動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤（圖1C）?？紤]右側(cè)輸尿管與髂外動(dòng)脈形成瘺，導(dǎo)致出血從膀胱流出，術(shù)中行右髂外動(dòng)脈覆膜支架腔內(nèi)隔絕術(shù)+右側(cè)髂內(nèi)動(dòng)脈栓塞術(shù)（圖1D）。術(shù)后右髂總動(dòng)脈DSA造影提示：右髂外動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤消失，髂外動(dòng)脈無(wú)造影劑外流，髂內(nèi)動(dòng)脈遠(yuǎn)端不顯影（圖1E）。術(shù)后血尿消失，右股動(dòng)脈、足背動(dòng)脈搏動(dòng)正常，無(wú)右下肢疼痛、跛行等，目前已隨訪7個(gè)月未見(jiàn)復(fù)發(fā)。

二、討論

（一）發(fā)病原因

圖1 1A：宮頸癌術(shù)前增強(qiáng)MRI 顯示右側(cè)髂內(nèi)外動(dòng)脈近段未見(jiàn)明顯異常；1B：右側(cè)髂內(nèi)動(dòng)脈DSA，未見(jiàn)動(dòng)脈瘤；

假性動(dòng)脈瘤是血管外科的急危重癥，主要是由創(chuàng)傷、感染、醫(yī)源性、免疫性等各種因素致動(dòng)脈壁損傷，血管周?chē)奢^厚的軟組織包裹，破口周?chē)纬裳[導(dǎo)致。約6～8周后，血腫逐漸被機(jī)化，由周?chē)Y(jié)締組織形成纖維性囊壁，易破裂。假性動(dòng)脈瘤由于反復(fù)出血、凝血、再出血、再凝血導(dǎo)致其逐漸增大，是動(dòng)脈損傷后較嚴(yán)重的并發(fā)癥[3]。臨床上表現(xiàn)為局部疼痛，搏動(dòng)性包塊和壓迫癥狀等的一類疾病。假性動(dòng)脈瘤發(fā)生率占所有動(dòng)脈瘤的1%～3%[4]。

動(dòng)脈輸尿管瘺是一種罕見(jiàn)且常危及生命的并發(fā)癥[5]，具體原因不詳。國(guó)外有研究顯示85%的病例繼發(fā)于盆腔手術(shù)、放療、癌癥、輸尿管操作以及支架置入、尿路狹窄所致的纖維化或炎癥等[2,6]。有報(bào)道認(rèn)為動(dòng)脈輸尿管瘺與異物，如血管移植物和輸尿管支架管有關(guān)[7]，同時(shí)國(guó)外一項(xiàng)多中心的研究也表明在118例動(dòng)脈輸尿管瘺患者中，73.7%有置輸尿管支架留置史[2]。隨著生物材料快速的發(fā)展，輸尿管支架管材料也得到改進(jìn)，放置輸尿管支架管的并發(fā)癥降低，但長(zhǎng)期使用會(huì)使感染和輸尿管損傷的幾率增加。有研究表明長(zhǎng)期放置支架管的輸尿管可以隨著動(dòng)脈的搏動(dòng)，導(dǎo)致動(dòng)脈和輸尿管壁壞死，從而形成動(dòng)脈輸尿管瘺[8]。也有研究表明放療也是導(dǎo)致動(dòng)脈輸尿管瘺的原因之一，認(rèn)為放療使照射區(qū)組織微循環(huán)發(fā)生改變，放療區(qū)域進(jìn)行外科手術(shù)或劇烈活動(dòng)可以增加輸尿管缺血、瘢痕形成和纖維化的危險(xiǎn)，這些都是形成動(dòng)脈輸尿管瘺的原因[9]。血管手術(shù)也會(huì)導(dǎo)致動(dòng)脈輸尿管瘺形成，血管手術(shù)部分破壞了輸尿管血供，輸尿管和手術(shù)血管之間也常常有嵌插組織存在，輸尿管由于血管周?chē)装Y而變得固定和狹窄[5]。

本例患者為髂外假性動(dòng)脈瘤輸尿管瘺更為少見(jiàn)，具體原因不詳，形成的可能原因：宮頸癌根治手術(shù)過(guò)程中損傷了髂外動(dòng)脈壁或破壞了髂外血管的營(yíng)養(yǎng)支，導(dǎo)致動(dòng)脈部部分組織缺血壞死，形成假性動(dòng)脈瘤；此患者術(shù)中放置輸尿管支架管及動(dòng)脈瘤的反復(fù)出血使輸尿管缺血，瘢痕形成和纖維化而形成輸尿管瘺；術(shù)后放療可能改變了髂外動(dòng)脈區(qū)及夸髂外動(dòng)脈區(qū)的輸尿管的微循環(huán)，導(dǎo)致瘺口與假性髂外動(dòng)脈瘤相通，從而出現(xiàn)反復(fù)發(fā)生的大量血尿。

（二）臨床表現(xiàn)及診斷

髂外動(dòng)脈輸尿管瘺的主要臨床表現(xiàn)為大量間歇性血尿，常出現(xiàn)低血壓和休克，偶伴發(fā)熱、腰部疼痛等[2]。髂外假性動(dòng)脈瘤輸尿管瘺臨床罕見(jiàn)，診斷比較困難。由于出血為間歇性的，并且基于創(chuàng)傷性手術(shù)、放療、化療等, 導(dǎo)致了診斷的不確定性，X線檢查很難發(fā)現(xiàn)瘺口位置[10-11]。目前有多種診斷方法，如膀胱鏡檢查、靜脈尿路造影、輸尿管順行和逆行造影或超聲檢查，但應(yīng)用最廣泛、最準(zhǔn)確的是血管造影[12-13]。

（三）治療

Arap等于1965 年首次使用移植物重建髂動(dòng)脈[14]。Wheatley 等通過(guò)外科結(jié)扎和X線下栓塞髂動(dòng)脈，然后行分流術(shù)取得成功[15]。Kerns 等報(bào)道用自體移植靜脈覆蓋的支架管血管內(nèi)治療髂動(dòng)脈輸尿管瘺[16]。Pillai AK 等采取髂動(dòng)脈血管內(nèi)支架置入術(shù)與經(jīng)皮腎造瘺術(shù)聯(lián)合輸尿管栓塞術(shù)聯(lián)合應(yīng)用等綜合治療髂動(dòng)脈輸尿管瘺取得了成功[17]。Van den and Andrada A 等研究表明了血管內(nèi)支架置入術(shù)是髂動(dòng)脈輸尿管瘺主要的治療手段[12,18]。

本例患者髂外假性動(dòng)脈瘤位于右側(cè)髂外動(dòng)脈與輸尿管交叉處，考慮單純帶膜支架很難隔絕瘤體，為預(yù)防術(shù)后因右側(cè)髂外動(dòng)脈近端狹窄導(dǎo)致股動(dòng)脈、足背動(dòng)脈搏動(dòng)減弱及活動(dòng)受限等，我們手術(shù)行右髂外動(dòng)脈覆膜支架腔內(nèi)隔絕術(shù)+右側(cè)髂內(nèi)動(dòng)脈栓塞術(shù)，術(shù)程順利，術(shù)后DSA 顯示右髂外動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤消失。

（四）經(jīng)驗(yàn)總結(jié)

髂外假性動(dòng)脈瘤輸尿管瘺由于比較罕見(jiàn)，此病例也是本院發(fā)生的第一例，我們團(tuán)隊(duì)由于缺乏經(jīng)驗(yàn)，在診斷和治療方面均沒(méi)有及時(shí)地對(duì)患者的病情做出準(zhǔn)確響應(yīng)，給病人帶來(lái)了一定的痛苦，幸運(yùn)的是在泌尿外科和婦科的共同努力下，患者最終得到了有效的治療，預(yù)后良好。

雖然動(dòng)脈瘤輸尿管瘺診斷困難，通過(guò)本病例的診治、結(jié)合文獻(xiàn)及專家咨詢等，我們總結(jié)了以下幾點(diǎn):（1）患者近期有盆腔手術(shù)、放療史或輸尿管內(nèi)長(zhǎng)期留置導(dǎo)管史等，若反復(fù)大量血尿，出血可以自行停止，但常復(fù)發(fā)，且無(wú)先兆癥狀的患者應(yīng)該考慮是否有動(dòng)脈瘤輸尿管瘺。（2）目前對(duì)于動(dòng)脈瘤輸尿管瘺的診斷尚無(wú)金標(biāo)準(zhǔn)，臨床上常用的方法如輸尿管鏡檢查、靜脈腎盂造影、輸尿管順行和逆行造影及DSA等。其中靜脈腎盂造影、輸尿管順行和逆行造影陰性或無(wú)特征性影像，或偶有瘺口顯影；輸尿管鏡檢對(duì)診斷動(dòng)脈輸尿管瘺有一定價(jià)值，但無(wú)法判斷有無(wú)合并假性動(dòng)脈瘤；DSA 可清楚顯示動(dòng)脈瘤的部位、大小及形態(tài)，以及與鄰近結(jié)構(gòu)的關(guān)系。（3）血管內(nèi)支架治療方法是一種可行且安全有效的方法，創(chuàng)傷小、恢復(fù)快，止血徹底，血管內(nèi)支架置入術(shù)后需再次手術(shù)或再出血的未見(jiàn)相關(guān)報(bào)道。