智商大于70的孤獨(dú)癥譜系障礙男女學(xué)齡前期兒童智力結(jié)構(gòu)的病例對(duì)照研究

鄧晶鑫 燕東雍 徐 瓊 李慧萍 徐 秀

孤獨(dú)癥譜系障礙(ASD)是一組神經(jīng)發(fā)育障礙性疾病，其核心癥狀為社會(huì)交往障礙、狹隘興趣和重復(fù)刻板行為，約45%合并智力障礙[1]。同時(shí)流行病學(xué)證據(jù)顯示ASD女童比男童更常合并智力障礙[2]。ASD核心癥狀的嚴(yán)重程度與智力水平的嚴(yán)重程度并非成線性相關(guān)，核心癥狀輕的患兒可合并嚴(yán)重智力障礙，一些核心癥狀嚴(yán)重的患兒智力水平也可能正常[3]。已有文獻(xiàn)報(bào)道，學(xué)齡期孤獨(dú)癥兒童視覺空間能力強(qiáng)，執(zhí)行功能缺陷，具有一定的群體性特征[4-6]。即使總智力水平正常的ASD兒童與正常發(fā)育兒童相比仍在多個(gè)智力能區(qū)存在缺陷，尤其是加工速度顯著落后于同齡兒童[7]。與此同時(shí)，智力水平正常的ASD男女童的智力結(jié)構(gòu)的差異卻鮮有關(guān)注。本研究擬分析總智商(FSIQ)>70的學(xué)齡前期ASD兒童智力能力的強(qiáng)項(xiàng)和弱項(xiàng)，重點(diǎn)關(guān)注其智力結(jié)構(gòu)的性別差異，為早期干預(yù)和融合教育技術(shù)改進(jìn)提供參考。

1 方法

1.1 ASD診斷標(biāo)準(zhǔn) 經(jīng)過復(fù)旦大學(xué)附屬兒科醫(yī)院(我院)兒童保健專科醫(yī)生不少于1h的行為觀察后，依據(jù)美國(guó)精神障礙診斷與統(tǒng)計(jì)手冊(cè)第5版(DSM-V)[8]的ASD診斷標(biāo)準(zhǔn)，孤獨(dú)癥診斷觀察量表(ADOS)評(píng)估分?jǐn)?shù)符合ASD的診斷切點(diǎn)。

1.2 智力測(cè)試

1.2.1 韋氏幼兒智力量表(WPPSI) 本文采用第4版中文版[WPPSI-Ⅳ(CN)][9]作為測(cè)評(píng)工具，WPPSI-Ⅳ(CN)在原有的基礎(chǔ)上延伸了年齡范圍(2歲6月至7歲7個(gè)月)。評(píng)估包括積木(BD)、常識(shí)(IN)、矩陣推理(MR)、找蟲(BS)、圖片記憶(PM)、類同(SI)、圖片概念(PC)、劃消(CA)、動(dòng)物家園(ZL)、拼圖(OA)、動(dòng)物譯碼(AC)、指認(rèn)圖片(RV)和圖片命名(PN)13個(gè)分測(cè)驗(yàn)。RV和PN分測(cè)驗(yàn)用于合成輔助指數(shù)，結(jié)合相關(guān)的臨床情況(如明顯的語(yǔ)言發(fā)育遲緩或困難) 用以補(bǔ)充說明主要指數(shù)的分?jǐn)?shù)，余11個(gè)分測(cè)驗(yàn)用于合成衡量一般智力的總智商(FSIQ)。另外，IN和SI用于合成言語(yǔ)理解指數(shù)(VCI)，BD和OA合成視覺空間指數(shù)(VSI)，MR和PC合成流體推理指數(shù)(FRI)，PM和ZL合成工作記憶指數(shù)(WMI)，BS和CA合成加工速度指數(shù)(PSI)，以展現(xiàn)智力結(jié)構(gòu)中不同功能區(qū)的發(fā)展水平。

1.2.2 測(cè)試要求 嚴(yán)格遵循WPPSI-Ⅳ(CN)指導(dǎo)手冊(cè)，在標(biāo)準(zhǔn)化的獨(dú)立房間內(nèi)取患兒精神狀態(tài)好、配合度高時(shí)實(shí)施測(cè)評(píng)，根據(jù)患兒年齡及能力水平，評(píng)估時(shí)長(zhǎng)在1～1.5 h。測(cè)試人員在珠海京美公司培訓(xùn)并獲得WPPSI-Ⅳ(CN)主試資格證書，所有評(píng)估由一人完成，評(píng)估后將結(jié)果上傳到京美幼兒認(rèn)知能力評(píng)定云服務(wù)系統(tǒng)V 2.0生成各分量表分及IQ值。

1.2.3 FSIQ界值 FSIQ≥70則智力水平正常，F(xiàn)SIQ<70則智力低下。

1.3 納入標(biāo)準(zhǔn) 同時(shí)滿足以下條件：①2018年8月至2019年12月在我院ASD兒童數(shù)據(jù)庫(kù)中完成WPPSI-Ⅳ(CN)、FSIQ >70、4～6歲的全部ASD兒童；②視聽正常。

1.4 排除標(biāo)準(zhǔn) 患有可能影響WPPSI-Ⅳ(CN)測(cè)試的嚴(yán)重的心、肝、腎功能不全等軀體疾病患兒，或有藥物依賴史(如多動(dòng)癥患兒用專注達(dá))的患兒，或伴有精神疾病患兒。

1.5 ASD兒童數(shù)據(jù)庫(kù) 我院兒童保健科依托三級(jí)兒童保健體系建立了上海社區(qū)ASD篩查轉(zhuǎn)診制度，經(jīng)我院兒童保健科診斷的ASD患兒，建立?？撇∈罚蠥DOS評(píng)估和發(fā)育評(píng)估，接受專業(yè)的早期家庭干預(yù)等指導(dǎo)，要求以后每3～6個(gè)月來我院做一次隨訪。

1.6 分組 符合納入標(biāo)準(zhǔn)的ASD患兒分為男女兩組。

1.7 統(tǒng)計(jì)學(xué)方法 結(jié)果采用IBM SPSS Statistics 23進(jìn)行統(tǒng)計(jì)分析。檢測(cè)ASD兒童一般情況使用t檢驗(yàn)和卡方檢驗(yàn)。對(duì)智力結(jié)構(gòu)不同功能區(qū)分析使用隨機(jī)區(qū)組的方差分析，并進(jìn)一步采用Bonferroni法進(jìn)行兩兩比較。采用多因素的方差分析和獨(dú)立樣本的t檢驗(yàn)進(jìn)行性別差異性分析。檢驗(yàn)水準(zhǔn)α=0.05。

2 結(jié)果

2.1 一般情況 符合本文納入和排除標(biāo)準(zhǔn)的24例ASD患兒進(jìn)入本文分析。男生組20例，女生組4例，年齡49～78(63.9±9.4)月齡；19例患兒在初診時(shí)完成了ADOS評(píng)估(男16例，女3例)，21例初診時(shí)完成了父母文化水平的采集。表1顯示，ASD男女生組初診年齡、智力測(cè)試年齡、ADOS評(píng)估、父母文化程度差異均無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2.2 WPPSI-Ⅳ(CN)不同功能區(qū)分析 FSIQ男生組(88.5±12.2)比女生組(107.5±12.5)差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P=0.009)。表2顯示，ASD患兒總體和男生組WPPSI-Ⅳ(CN)中VCI、VSI、FRI、WMI和PSI功能區(qū)評(píng)估得分差異均有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.001)，ASD患兒總體中不同功能區(qū)間兩兩比較顯示，VSI表現(xiàn)最為突出，高于FRI(t=8.54，P=0.004)、WMI(t=13.83，P<0.001)和PSI(t=13.54，，P<0.001)，WMI低于VCI(t=-8.05，P=0.042)。男生組中不同功能區(qū)間兩兩比較顯示，VSI顯著高于WMI和PSI(t為14.00和14.25，P<0.001)。女生組WPPSI-Ⅳ(CN)中VCI、VSI、FRI、WMI和PSI評(píng)估得分差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P=0.403)，不同功能區(qū)中VSI高于其他指數(shù)，WMI和PSI相對(duì)較低。

表1 入組兒童的一般情況

注 1)：卡方檢驗(yàn)結(jié)果，其余為獨(dú)立樣本t檢驗(yàn)結(jié)果；P<0.05

表2顯示，不同功能區(qū)女生組均高于男生組，VCI、WMI和PSI差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)。圖1顯示女生組智力水平高于男生組(F=15.800，P<0.001)，男生組和女生組智力結(jié)構(gòu)的分布趨勢(shì)基本相同(F=0.124,P=0.974)。

表2 ASD兒童WPPSI-Ⅳ(CN) 不同功能區(qū)比較(xˉ±s)

圖1 ASD男童、女童智力分布趨勢(shì)

2.3 WPPSI-Ⅳ(CN)各分測(cè)驗(yàn)的性別差異性分析 表3顯示，女生組各分測(cè)驗(yàn)得分均高于男生組， 其中SI(P=0.023)和BS(P=0.020)差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。圖2顯示男女生兩組分測(cè)驗(yàn)的整體趨勢(shì)差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(F=0.365,P=0.961)。

表3 ASD兒童WPPSI-Ⅳ(CN)各分測(cè)驗(yàn)指數(shù)比較(xˉ±s)

注 1)： Mann-Whitney U檢驗(yàn)，其余為獨(dú)立樣本的t檢驗(yàn)

圖2 ASD男童、女童的分測(cè)驗(yàn)分布

3 討論

本研究結(jié)果顯示，F(xiàn)SIQ>70的ASD兒童存在不同智力能區(qū)不均衡發(fā)展，VSI能力優(yōu)勢(shì)明顯，WMI和PSI項(xiàng)目表現(xiàn)較差。其中女生組FSIQ水平較男童高，但智力分布特點(diǎn)基本一致。對(duì)于分測(cè)驗(yàn)來說，女生組比男生組表現(xiàn)更好，其中構(gòu)成VCI的SI項(xiàng)目和構(gòu)成WMI的BS項(xiàng)目?jī)?yōu)勢(shì)明顯。

學(xué)齡期兒童在學(xué)校的融入，除了需要FSIQ達(dá)到正常水平外，智力的均衡發(fā)展也非常重要。WMI反映在執(zhí)行理解、學(xué)習(xí)和處理問題的任務(wù)時(shí)對(duì)外部信息的存儲(chǔ)和加工以及輸出信息的能力[10]。工作記憶是執(zhí)行能力的一個(gè)重要指標(biāo)，好的執(zhí)行功能使一個(gè)人可以有目的地獨(dú)立完成一項(xiàng)工作，包含抑制干擾信息、在多個(gè)任務(wù)間的轉(zhuǎn)換、修改并檢測(cè)長(zhǎng)期記憶信息的能力。工作記憶在每天的學(xué)習(xí)工作中有重要意義，反映多種復(fù)雜的高水平認(rèn)知活動(dòng)[11]。PSI則反映幼兒的注意力、快速分析和協(xié)調(diào)運(yùn)動(dòng)能力等。加工速度慢的人往往需要更長(zhǎng)的時(shí)間完成日常作業(yè)和任務(wù)，也更容易引起大腦疲勞[12]。FSIQ>70的ASD兒童在工作記憶和加工速度兩方面的不足，說明ASD兒童行為調(diào)控能力、認(rèn)知靈活性、注意力專注及維持、抽象思維能力較弱，容易出現(xiàn)學(xué)習(xí)障礙，極大地影響學(xué)業(yè)進(jìn)展，尤其是閱讀理解和數(shù)學(xué)算術(shù)能力的發(fā)展[11,13]。所幸，工作記憶和加工速度都是可以通過干預(yù)訓(xùn)練來加強(qiáng)的。研究表明，工作記憶訓(xùn)練，包括視覺及聽覺記憶游戲，如計(jì)算跨度任務(wù)等[14,15]，可以增加患兒的工作記憶容量，改善ASD兒童工作記憶能力，并且對(duì)社交及刻板行為也有所幫助[16]。另外，早期的想象性游戲能促進(jìn)兒童執(zhí)行功能的發(fā)展[17]。進(jìn)行適當(dāng)?shù)捏w育鍛煉，學(xué)習(xí)一項(xiàng)新的體育項(xiàng)目并練習(xí)掌握的過程，對(duì)工作記憶和執(zhí)行功能也大有裨益[18]。早期干預(yù)訓(xùn)練過程中增加時(shí)間限制任務(wù)可幫助孩子建立快速完成工作的概念。結(jié)構(gòu)化的任務(wù)安排幫助孩子更清晰地理解和掌握工作流程，有助于他們完成分配的任務(wù)。

ASD譜系中存在的男女性別差異，一直以來是關(guān)注的熱點(diǎn)問題之一。男童的ASD診斷率顯著高于女孩，約3.1∶1[19]。在FSIQ>70的人群中，

這個(gè)差異更加顯著，達(dá)7.3∶1[20]。本研究中男女比值為5∶1。女生ASD的共情能力優(yōu)于男生ASD。其差異的存在被認(rèn)為與ASD基因具有“女性保護(hù)效應(yīng)”、性激素差異對(duì)腦發(fā)育的影響有關(guān)[21]。本研究中也發(fā)現(xiàn)，F(xiàn)SIQ>70的ASD學(xué)齡前期兒童群體中，女生FSIQ顯著高于男生，尤其在言語(yǔ)理解、工作記憶及加工速度三方面。但是也注意到，ASD女生IQ值高于男生的基礎(chǔ)上，智力結(jié)構(gòu)的不均衡仍然存在，工作記憶及加工速度也是ASD女生智力能力的相對(duì)薄弱環(huán)節(jié)。加強(qiáng)女生工作記憶及加工速度的訓(xùn)練，可以幫助女生達(dá)到更高的學(xué)業(yè)成就。一些利用兒童心理教育評(píng)估量表第三版(PEP-3)研究2～6歲ASD兒童的認(rèn)知功能和行為特征的文獻(xiàn)發(fā)現(xiàn)，男童的認(rèn)知能力優(yōu)于女童[22]。而另1篇針對(duì)ASD語(yǔ)言能力的研究表明男性和女性無明顯的語(yǔ)言能力差異[23]。這些結(jié)果與本文結(jié)論不一致，可能和女性ASD患兒智力能力存在兩極分化有關(guān)，女性ASD中智力嚴(yán)重受損者比例高，同時(shí)智力能力在正常范圍內(nèi)的女性ASD患兒平均智力水平高于男性，甚至超過普通人群。另外，有文獻(xiàn)報(bào)道，智力水平正常的ASD青少年，男性在韋氏智力測(cè)試的積木項(xiàng)目表現(xiàn)優(yōu)于女性，反映了更好的視覺空間功能[24]。ASD男、女生在長(zhǎng)期的發(fā)育過程中智力優(yōu)勢(shì)可能發(fā)生變化，女生隨著年齡增長(zhǎng)，原有的視覺空間能力優(yōu)勢(shì)變得不再明顯，因此在早期干預(yù)和融合教育的過程中， 同樣應(yīng)當(dāng)加強(qiáng)女生各方面的訓(xùn)練，甚至對(duì)優(yōu)勢(shì)項(xiàng)目保持長(zhǎng)期關(guān)注。

本文局限性在于，ASD兒童數(shù)量有限，尤其是女童的數(shù)量少。另外，文獻(xiàn)報(bào)道，兒童的智力水平，尤其是言語(yǔ)理解能力容易受到家庭文化背景、父母受教育程度影響[12]，本研究入組兒童父母教育背景相似，大部分有較好的受教育水平，因此無法檢測(cè)出其對(duì)ASD兒童IQ的影響。

總之，本研究初步探究了WPPSI-Ⅳ(CN)中FSIQ>70 ASD學(xué)齡前期兒童的智力能力結(jié)構(gòu)的優(yōu)勢(shì)弱勢(shì)及男女性別差異，ASD男童有視覺空間優(yōu)勢(shì)，而工作記憶和加工速度能力明顯不足，ASD女童較男童智力方面有其優(yōu)勢(shì)，特別是言語(yǔ)理解、工作記憶和加工速度較男童有優(yōu)勢(shì)。經(jīng)過有效的干預(yù)訓(xùn)練ASD兒童可以達(dá)到良好的學(xué)習(xí)能力，有機(jī)會(huì)進(jìn)入普通小學(xué)接受教育，這對(duì)ASD的融合教育的探索發(fā)展來說，既是希望，也是挑戰(zhàn)。