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    全內(nèi)臟反位并發(fā)肺癌1例報(bào)道及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

    2017-10-19 06:38:17鮮航薛文姣任文駿龍政揚(yáng)易云峰郭軍華
    臨床肺科雜志 2017年10期
    關(guān)鍵詞:右肺內(nèi)臟胸腔

    鮮航 薛文姣 任文駿 龍政揚(yáng) 易云峰 郭軍華

    ·病例報(bào)告·

    全內(nèi)臟反位并發(fā)肺癌1例報(bào)道及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

    鮮航1,2薛文姣2任文駿2龍政揚(yáng)2易云峰1郭軍華1

    臨床資料

    患者,女,74歲,主訴以“反復(fù)咳嗽、咳痰、胸悶、氣喘2月,再發(fā)3天”于入院。既往高血壓病史,未規(guī)律治療及監(jiān)測血壓。體格檢查:T36.5℃,脈搏89次/分,呼吸20次/分,血壓178/105mmHg。發(fā)育正常,營養(yǎng)差,消瘦。胸廓無畸形,呼吸動(dòng)度雙側(cè)不對稱,觸診語顫雙側(cè)不對稱,雙肺叩診呈濁音,雙中上肺呼吸音粗,呼吸音減弱,可聞及散在濕啰音,心前區(qū)無隆起,心尖搏動(dòng)位于第5肋間右鎖骨中線內(nèi)0.5cm。心臟聽診無異常。

    實(shí)驗(yàn)室檢查:癌胚抗原(CEA)48.32ng/mL,細(xì)胞角蛋白19片段測定33.96ng/mL,神經(jīng)元特異性烯醇化酶(NSE)31.49ng/mL,余實(shí)驗(yàn)室檢查未見明顯異常。心電圖提示:竇性心律,右位心臟。門診胸部CT檢查提示:① 全內(nèi)臟反位;② 兩肺感染,右肺結(jié)節(jié);③ 兩肺多發(fā)粟粒性結(jié)節(jié)。復(fù)查胸部CT提示:① 右肺門占位,考慮中央型肺癌,并右中上肺阻塞性炎癥,兩肺多發(fā)粟粒季節(jié)及小結(jié)節(jié),考慮轉(zhuǎn)移(見圖1,2);② 慢性支氣管炎,肺氣腫,伴兩肺感染;③ 全內(nèi)臟反位(見圖3,4)。右側(cè)胸腔積液引流后較前減少,左側(cè)胸腔積液較前變化不大。胸腔穿刺抽液并送檢病理細(xì)胞學(xué)檢查提示:(胸水細(xì)胞塊)結(jié)合免疫組化,符合轉(zhuǎn)移性或浸潤性肺腺癌(見圖5,6)。

    臨床診斷:① 右肺中央型肺腺癌并雙肺轉(zhuǎn)移,② 惡性胸腔積液,③ 肺部感染,④ 全內(nèi)臟反位,⑤ 高血壓病。入院后給予抗感染、化痰、平喘等對癥支持治療,行雙側(cè)胸腔穿刺置管引流,患者一般狀況好轉(zhuǎn),告知家屬相關(guān)病情,患者家屬放棄治療,遂辦理出院。

    圖1右肺門占位,考慮中央型肺癌,并右中上肺阻塞性炎癥圖2兩肺多發(fā)粟粒結(jié)節(jié)及小結(jié)節(jié),考慮轉(zhuǎn)移圖3右位心臟圖4全內(nèi)臟反位圖5,圖6胸水細(xì)胞塊符合轉(zhuǎn)移性或浸潤性肺腺癌(×10倍)

    討 論

    內(nèi)臟反位(Situs viscerum inversus, SVI)是一種罕見的常染色體隱性遺傳病,以內(nèi)臟顛倒到正常位置的反面為特點(diǎn)。內(nèi)臟反位可分為全內(nèi)臟反位(Situs inversus totalis, SIT)和部分內(nèi)臟反位(Situs inversus partialis, SIP),后者更為罕見[1]。根據(jù)現(xiàn)有報(bào)道,全內(nèi)臟反位(SIT)的發(fā)生率波動(dòng)在1:4000-1:60000之間[2],在遺傳學(xué)層面,SIT的發(fā)生還與X染色體的功能缺陷有關(guān)[3]。全內(nèi)臟反位的器官功能往往正常,無明顯臨床癥狀,多數(shù)患者系體檢時(shí)發(fā)現(xiàn)。追問本例患者病史,系既往體檢時(shí)發(fā)現(xiàn)。本例患者入院CT及心電圖檢查證實(shí)。全內(nèi)臟反位的發(fā)生機(jī)制目前還不明確,相關(guān)學(xué)說也頗多。Shimizu J等[4]曾報(bào)道在胚胎發(fā)育過程中纖毛運(yùn)動(dòng)功能失調(diào)引起額外異常的胚胎液體流動(dòng)及錯(cuò)誤的心腔管道旋轉(zhuǎn)可能導(dǎo)致SIT;也有報(bào)道顯示這一異常的遺傳學(xué)過程可能是被某些外界因素激發(fā)所致[5]。雖然肺癌是一種常見的惡性腫瘤,但是在SIT患者中實(shí)屬罕見。截至目前,國際文獻(xiàn)報(bào)道的肺癌合并全內(nèi)臟反位的病例數(shù)不超過30例[6]。SIT和惡性腫瘤之間是否關(guān)聯(lián)一直備受爭議。Teng J等[7]的研究發(fā)現(xiàn)在缺少KIF3復(fù)合物的情況下,通過N-cadherin 使細(xì)胞內(nèi)的β-catenin 增多,而KIF3表達(dá)功能紊亂在纖毛運(yùn)動(dòng)功能失調(diào)時(shí)也可觀察到,Haruki T 等的研究也進(jìn)一步證實(shí)此現(xiàn)象的存在[8]。因此誕生此假說,即在SIT和腫瘤發(fā)生過程中,KIF3的表達(dá)功能紊亂現(xiàn)象屬于常見現(xiàn)象。但另一部分研究者認(rèn)為,SIT合并惡性腫瘤為偶發(fā)現(xiàn)象,兩者之間不存在關(guān)聯(lián)性,即使有大量的研究報(bào)道描述兩者之間存在關(guān)聯(lián)性,但是兩者之間的相關(guān)性還不能被廣大學(xué)者所接受,而且,由于病例數(shù)量等客觀方面的限制,它們之間的關(guān)聯(lián)性還需要進(jìn)一步的的臨床和流行病學(xué)研究證實(shí)[9]。

    結(jié)合本例SIT并發(fā)肺癌患者的診治過程,我們總結(jié)經(jīng)驗(yàn)如下:① 由于全內(nèi)臟反位患者的器官功能多正常,因此患者罹患疾病時(shí)的臨床表現(xiàn)與正常人無差異,所以,患者入院后詳細(xì)的體格檢查顯得十分重要,這是避免漏診或誤診的前提;② 結(jié)合常規(guī)的胸部X線片及必要的超聲、心電圖、CT等輔助檢查可明確診斷,但在SIT合并肺癌時(shí),進(jìn)一步的增強(qiáng)CT、CT三維重建或MRI等檢查,可為醫(yī)生提供更全面的病情信息,如腫瘤侵犯情況、局部或遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移情況等,為后期治療方案的制定提供有力依據(jù),也為臨床醫(yī)生提供更全面的解剖信息、組織結(jié)構(gòu)信息等[10]。近年來在國際上,綜合診斷方法的應(yīng)用也表現(xiàn)出明顯優(yōu)勢,尤其是在此類特殊的患者群中。本患者胸部CT顯示腫瘤已發(fā)生肺內(nèi)播散轉(zhuǎn)移,已失去手術(shù)機(jī)會(huì),結(jié)合患者一般狀況,治療方案以保守、對癥治療為主;③ 有關(guān)SIT的發(fā)生機(jī)制目前還不明確,同時(shí),有關(guān)SIT與腫瘤發(fā)生的相關(guān)性研究也不十分明確,因此,進(jìn)一步有關(guān)SIT發(fā)生機(jī)制及其與腫瘤發(fā)生相關(guān)性的研究顯得十分必要。SIT患者中惡性腫瘤的發(fā)生率是否更高,SIT合并腫瘤患者的外科及內(nèi)科治療是否具有特殊性等問題的解決,將為本病的預(yù)防、診斷和治療具有深刻的意義。

    綜上所述,全內(nèi)臟反位并發(fā)肺癌雖然臨床罕見,但診斷上并不困難。明確診斷后,臨床醫(yī)生在進(jìn)行治療過程中要將此類患者與正常人的解剖學(xué)差異熟記于心,避免因習(xí)慣性操作導(dǎo)致醫(yī)療差錯(cuò)的發(fā)生,同時(shí),做好疾病的早期預(yù)防、早期診斷及早期治療對于提高此類特殊患者群的生活質(zhì)量非常重要。

    [1] Iusco DR,Sacco S,Ismail I,et al.Three-trocar laparoscopic cholecystectomy in patient with situs viscerum inversus totalis: case report and review of the literature[J].G Chir,2012,33(1-2):10-13.

    [2] Wójcik J,Grodzki T,Bielewicz M,et al.Lung cancer in situs inversus totalis (SIT) - literature review[J].Adv Med Sci,2013,58(1):1-8.

    [3] Trautner M,Szyszko T,Gnanasegaran G,et al.Interesting image. Situs inversus totalis in newly diagnosed lymphoma: additional value of hybrid imaging[J].Clin Nucl Med,2010,35(1):26-28.

    [4] Shimizu J,Arano Y,Adachi I,et al.Adenosquamous carcinoma of the lung in a patient with complete situs inversus[J].Ann Thorac Cardiovasc Surg,2011,17(2):178-181.

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    10.3969/j.issn.1009-6663.2017.010.048

    1. 363000 福建 漳州,廈門大學(xué)附屬東南醫(yī)院(解放軍第175醫(yī)院) 2. 361000 福建 廈門,廈門大學(xué)醫(yī)學(xué)院

    郭軍華,E-mail:gjhf_1984@163.com

    2017-03-06]

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