臨床結(jié)合影像學指標對兒童頸前區(qū)甲狀舌管囊腫診斷準確性研究

柏　梅　武　兵　謝梓建　楊鳴姝　季　敏　喬中偉

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·論著·

臨床結(jié)合影像學指標對兒童頸前區(qū)甲狀舌管囊腫診斷準確性研究

柏梅1武兵2謝梓建3楊鳴姝1季敏1喬中偉1

目的探討臨床結(jié)合影像學指標對兒童頸前區(qū)甲狀舌管囊腫(TDC)的診斷價值。方法納入復旦大學附屬兒科醫(yī)院2012年9月至2014年10月經(jīng)手術(shù)病理證實的頸前部囊性病變、且術(shù)前行CT或MRI檢查的患兒。以手術(shù)病理診斷為依據(jù)分為TDC組和非TDC組(頸前部其他囊性病變)。選擇以下6項臨床和影像學指標：①體格檢查中囊腫是否隨吞咽和伸舌而運動；②囊腫在CT、MRI上的解剖分區(qū)；③囊腫是否緊貼舌骨；④囊腫是否位于或偏離頸部中線；⑤囊腫在CT上的密度；⑥囊腫的最大直徑。6項指標先行單因素分析，差異有統(tǒng)計學的指標計算單一指標和組合指標診斷TDC的敏感度、特異度、陽性預測值、陰性預測值及其95%CI。結(jié)果49例頸前部囊性病變進入本文分析，TDC組32例，男19例，年齡 (3.9±2.7)歲；非TDC組17例，男7例，年齡(5.2±3.0)歲，包括表皮樣囊腫9例、皮樣囊腫4例、畸胎樣囊腫1例、囊性淋巴管瘤2例、舌下腺囊腫1例。TDC組32例行CT檢查，2例行MR檢查；非TDC組15例行CT檢查，2例行MR檢查。①單因素分析顯示，囊腫隨吞咽和伸舌運動、囊腫緊貼舌骨、囊腫在頸部分區(qū)的分布兩組差異有統(tǒng)計學意義。②囊腫隨吞咽運動、囊腫位于下頜下區(qū)和囊腫緊貼舌骨診斷TDC的敏感度分別為75.0%、65.6%和68.8%，特異度分別為70.6%、94.1%和82.4%；滿足上述3項指標中任一項診斷TDC的敏感度為93.8%，特異度為29.4%；3項指標均滿足的敏感度為0，特異度為100%；囊腫位于下頜下區(qū)和囊腫緊貼舌骨指標滿足任一項，敏感度為84.4%，特異度為82.4%。結(jié)論體格檢查聯(lián)合影像學檢查對于兒童TDC具有較高的診斷價值。

頸部囊性病變；甲狀舌管囊腫；體層攝影術(shù)；X線計算機；磁共振；兒童

甲狀舌管囊腫(Thyroglossal duct cyst,TDC)是兒童頸部最常見的先天性畸形，約占頸部先天畸形的70%[1]，臨床上常以頸前部中線區(qū)無痛性腫塊就診，一般臨床病史和體格檢查發(fā)現(xiàn)腫塊伴隨吞咽和伸舌運動即可做出較充分的術(shù)前診斷。然而有研究顯示，臨床懷疑的TDC經(jīng)病理證實僅占46%[2]。除TDC外，其他囊性病變?nèi)绫砥幽夷[、皮樣囊腫、畸胎樣囊腫、囊性淋巴管瘤和舌下腺囊腫也可出現(xiàn)于該部位[3]。因而術(shù)前行影像學檢查對確診及提供鑒別診斷非常必要[4]。本文以手術(shù)病理作為TDC診斷的金標準，探討臨床和影像學指標對其診斷價值，以提高TDC診斷的準確率。

1　方法

1.1病例來源及分組檢索復旦大學附屬兒科醫(yī)院(我院)電子病案系統(tǒng)，納入2012年9月至2014年10月經(jīng)手術(shù)病理證實的頸前部囊性病變、且術(shù)前行CT或MRI檢查的患兒。以手術(shù)病理為依據(jù)分為TDC組和非TDC組(頸前部其他囊性病變)。

1.2頸前部囊性標本和病理術(shù)中切除的囊性病變由我院病理科行病理學檢查和診斷，囊腫均為完整切除的標本，包括大體檢查和切片檢查。

1.3頸部成像設(shè)備和成像技術(shù)我院臨床診斷頸前部囊性病變以GE LightSpeed 64層螺旋CT上行頸部平掃，必要時同時行增強掃描；CT掃描參數(shù)：120 kV，80～130 mAs，層厚5 mm，螺距1.375∶1；增強對比劑采用300 mg·mL-1碘海醇，劑量1.5 mL·kg-1。或西門子1.5T行MRI頸部平掃，必要時同時行增強掃描；MRI掃描參數(shù)：TSE T1,TSE T2,Tirm T2的橫斷位及冠狀位掃描，增強對比劑采用0.5 mmol·mL-1釓雙胺,劑量0.2 mL·kg-1。對不合作的患兒于掃描前30 min口服10%水合氯醛。所有CT原始數(shù)據(jù)圖像均于Advantage Workstation 4.3(AW4.3)工作站進行重組。

1.4解剖分區(qū)頸前區(qū)在解剖上是指舌底至胸骨切跡水平雙側(cè)頸動脈內(nèi)側(cè)的區(qū)域，內(nèi)側(cè)界為頸前正中線，外側(cè)界即胸鎖乳突肌前緣。頸前區(qū)又以舌骨為標志，分為舌骨上區(qū)和舌骨下區(qū)[5]。根據(jù)病變分布的位置不同，以下頜舌骨肌的后下緣為界，將舌骨上區(qū)再分為前內(nèi)上方的口底區(qū)和后下方的下頜下區(qū)，舌骨下區(qū)以甲狀腺為界再分為上方的上頸前區(qū)和下方的下頸前區(qū)。具體分區(qū)見圖1，并以此作為影像科醫(yī)生重新閱片時的統(tǒng)一解剖分區(qū)。

圖1　甲狀舌管囊腫分布位置矢狀位示意圖

1.5臨床觀察指標 體格檢查中頸前部囊腫是否隨吞咽和伸舌而運動，來自于病歷記錄。

1.6CT和MR觀察指標重新調(diào)閱CT或MR片，由我院2名放射科醫(yī)生在不知曉手術(shù)病理的情況下共同重新閱片，不一致時經(jīng)協(xié)商達成一致。選擇以下5項影像學指標：①囊腫在CT、MRI上的解剖分區(qū)(圖1)；②囊腫是否緊貼舌骨；③囊腫是否位于或偏離頸部中線，其中偏離分為中線偏左和中線偏右；④囊腫在CT上的密度；⑤囊腫的最大直徑，取囊腫長軸的最大直徑。

2　結(jié)果

2.1一般情況49例頸前部囊性病變進入本文分析，TDC組32例，男19例，年齡1～13(3.9±2.7)歲。非TDC組17例，男7例，年齡1月齡至11歲，平均(5.2±3.0)歲；其中表皮樣囊腫9例、皮樣囊腫4例、畸胎樣囊腫1例、囊性淋巴管瘤2例和舌下腺囊腫1例。

49例均以頸前部可觸及的腫塊就診，腫塊無明顯紅腫、破潰、滲液和觸痛。TDC組1例生后不久發(fā)現(xiàn)頸前腫塊伴生后增大，10例囊腫隨著年齡增長而增大，入院體檢24例病變伴隨吞咽和伸舌而運動。非TDC組1例皮樣囊腫在孕期B超發(fā)現(xiàn)頸前部腫塊伴生后漸增大，9例囊腫隨著年齡增長而增大，入院體檢5例病變隨吞咽和伸舌運動。

TDC組32例于術(shù)前中位時間6(0～47)d行頸部影像學檢查，其中30例行CT檢查(28例同時行增強檢查)，2例行MR檢查(1例同時行增強檢查)；非TDC組17例于術(shù)前中位時間11(0～72)d行頸部影像學檢查，其中15例行CT檢查(10例同時行增強檢查)，2例行MRI檢查(1例同時行增強檢查)。

2.2臨床和影像學觀察指標單因素分析表1顯示，囊腫隨吞咽和伸舌運動、囊腫在頸部分區(qū)的分布、囊腫緊貼舌骨，在TDC組和非TDC組間差異有統(tǒng)計學意義，其中TDC組比非TDC組囊腫更多位于下頜下區(qū)(P<0.01，圖2A)。囊腫是否位于頸前中線、囊腫的密度和直徑在兩組間差異無統(tǒng)計學意義。

囊腫觀察指標TDC組(n=32)非TDC組(n=17)χ2/tP隨吞咽和伸舌運動/不運動24/85/129.680.002位于口底區(qū)/下頜下區(qū)/上頸前區(qū)/下頸前區(qū)5/21/6/03/1/7/622.25<0.01緊貼/不緊貼舌骨22/103/1412.320.001位于頸中線偏右/正中/偏左7/22/32/12/31.240.532密度/Hu22.9±10.617.7±11.50.730.134直徑/mm18.2±6.621.1±11.14.030.253

注囊腫密度:TDC組、非TDC組32和17例行CT檢查進入分析

圖2　甲狀舌管囊腫、口底表皮囊腫和右側(cè)單純舌下腺囊腫CT所見

2.3臨床和影像學觀察指標對TDC診斷參數(shù)對單因素分析TDC組和非TDC組差異有統(tǒng)計學意義的3項指標，囊腫隨吞咽運動、囊腫位于下頜下區(qū)和囊腫緊貼舌骨診斷TDC敏感度分別為75.0%、65.6%和68.8%，特異度分別為70.6%、94.1%和82.4%(表2)，其中囊腫隨吞咽運動診斷TDC的敏感度和特異度均>70%。

對上述3項指標進行組合診斷TDC，表2顯示，①3項指標滿足任一項，敏感度為93.8%，特異度為29.4%；②3項指標均滿足，敏感度為0，特異度為100%；③囊腫位于下頜下區(qū)和囊腫緊貼舌骨指標滿足任一項，敏感度為84.4%，特異度為82.4%。

3　討論

舌、甲狀腺和舌骨的胚胎發(fā)育是理解TDC解剖特征的關(guān)鍵[6]。人體胚胎期，甲狀腺起自咽底的前部中線處，胚胎3周時甲狀腺正中原基從口底的舌盲孔向下移行進入頸部到達目的地，其間經(jīng)過舌骨。移行過程中留下的內(nèi)襯上皮細胞的管道稱為甲狀舌管(TD)或通道(TT)[7]，一般在胚胎第5～10周時TD或TT萎縮、消失[8]。如TD或TT退化不全可形成瘺管或囊腫。由于TDC可位于甲狀腺原基下降通路中的任何位置，造成了好發(fā)于該部位的其他病變與TDC鑒別診斷的困難。如TDC誤診為皮樣囊腫僅進行囊腫的單純切除而沒有同時切除囊腫的管道及與其相連的舌骨體，易致TDC復發(fā)[9]。因此，臨床醫(yī)生診斷頸前中線區(qū)囊腫時常需行影像學檢查。

由于TD在解剖上與舌根部、舌骨緊密相連，TDC常表現(xiàn)為頸部包塊隨吞咽、伸舌而移動，因此臨床查體觀察到頸前部囊腫隨吞咽和伸舌運動，被認為是診斷TDC的一個相對可靠的指標。但在兒童皮樣囊腫、淋巴結(jié)增大、囊性淋巴管瘤位于鄰近舌骨部位時也同樣會出現(xiàn)該征象， 因此可能會造成誤診。但如囊腫不隨伸舌運動也不能排除TDC的診斷[10]。本文TDC組囊腫隨吞咽和伸舌運動比例顯著高于非TDC組( 24/32vs5/17)，該指標診斷TDC的敏感度和特異度較均衡，敏感度75.0%，特異度70.6%。

表2不同臨床和影像學觀察指標組合診斷甲狀舌管囊腫的參數(shù)

診斷參數(shù)ABCA或B或CA和B和CB或C真陽性值(n)24212230027假陰性值(n)811102325假陽性值(n)5131203真陰性值(n)12161451714敏感度/%(95%CI)75.0(58.0～87.7)65.6(48.1～80.4)68.8(51.3～83.0)93.8(80.9～99.0)084.4(68.7～94.0)特異度/%(95%CI)70.6(46.3～88.3)94.1(74.3～99.7)82.4(59.1～95.3)29.4(11.7～53.7)100(83.8～100)82.4(59.1～95.3)陽性預測值/%(95%CI)83.0(65.8～93.4)95.5(76.6～99.8)88.0(70.7～96.9)71.4(56.5～83.5)090.0(75.2～97.4)陰性預測值/%(95%CI)60.0(37.9～99.4)59.3(40.2～76.4)58.3(38.2～76.6)71.4(33.0～95.0)34.7(22.4～48.7)73.7(51.0～89.7)

注A：囊腫隨吞咽和伸舌而運動；B: 囊腫位于下頜下區(qū)；C：囊腫緊貼舌骨

TDC可發(fā)生在從舌盲孔至胸骨上窩的任一地方，在其解剖分區(qū)上文獻報道有所不同。有報道[6]將TDC從上到下其發(fā)生的部位分為舌部、舌骨上(包括頦下)、甲狀舌骨區(qū)(從舌骨到甲狀軟骨)和胸骨上窩。Allard[8]的Meta分析納入381例文獻報道的TDC，舌部2.1%，舌骨上24.1%，甲狀舌骨區(qū)60.9%，胸骨上窩區(qū)12.9%。2003年Brousseau等[11]報道的62例TDC患者的分布同Allard報道的相似，且在成人和兒童中TDC分布差異不大。也有文獻[12]將TDC分為舌內(nèi)(少見)、舌骨上水平(20%～25%)、舌骨水平(15%～59%)和舌骨下水平(25%～65%)。另外TDC的少見部位如口底也見于多篇文獻報道[13～15]。兒童囊性畸胎樣病變(表皮囊腫、皮樣囊腫，畸胎樣囊腫)，尤其皮樣囊腫在頸部好發(fā)于眶周，而在頸前部中線區(qū)是僅次于TDC的第2常見的先天性畸形[16]，尤好發(fā)于口底區(qū)下頜舌骨肌深面(圖2B)和胸骨上窩區(qū)[17]，代表的是胚胎第1和第2鰓弓的真皮成分的包涵囊腫，由于與TDC一樣位于中線，兩者鑒別較困難。單純的舌下腺囊腫一般位于口底的一側(cè)舌下區(qū)(圖2C)，若病灶貼近舌骨極易與TDC、表皮/皮樣囊腫相混淆。囊性淋巴管瘤在頸部好發(fā)于頸后三角區(qū)，但也可位于頸前區(qū)，常有沿腔隙生長的特點。本文結(jié)合以上分區(qū)，將頸前部囊腫分為口底、下頜下區(qū)(即舌骨區(qū))、上頸前區(qū)(類似甲狀舌骨區(qū))和下頸前區(qū)(類似胸骨上窩區(qū))；舌根部的囊腫在我院耳鼻喉科因為均行電動系統(tǒng)削除手術(shù)而未做完整切除，沒有病理資料，故未納入其中。

本文TDC組65%(21/32)位于下頜下區(qū)，與文獻報道較為一致，而非TDC組僅1例(5.9%)皮樣囊腫位于該區(qū)；盡管有文獻報道TDC可位于胸骨上窩(下頸前區(qū))，但本文中下頸前區(qū)6例囊腫均為非TDC組(4例表皮囊腫，1例皮樣囊腫，1例囊性淋巴管瘤)；口底部位TDC 較少見，本文TDC組與非TDC組在口底分布差異無統(tǒng)計學意義，可能與病例數(shù)有限有關(guān)。

由于甲狀腺正中原基位于第2鰓弓的前方，TD或TT是沿著頸部中線、起源于第2、3鰓弓的正在發(fā)育中的舌骨前緣而下行[18]，因此影像上TDC緊貼舌骨并位于正中線上為其特征性表現(xiàn)。本文TDC組68.8%(22/32)緊貼舌骨，而非TDC組僅17.6%(3/17)緊貼舌骨。

本文的3個影像學觀察指標在TDC組和非TDC組差異無統(tǒng)計學意義。有報道[19]25%的TDC會輕度偏移正中線，偏移范圍在距中線<2 cm，本文10/32例TDC偏移中線(7例偏向右側(cè)，3例偏向左側(cè))，由于非TDC組中13/17為頸部囊性畸胎樣病變，一般也位于中線區(qū)，故兩組在是否位于正中線上差異無統(tǒng)計學意義。此外，由于TDC組和非TDC組均為囊腫性病變，囊內(nèi)容物均為液性，因此密度差異不大。盡管文獻報道皮樣囊腫、畸胎樣囊腫相對于表皮囊腫，其囊的內(nèi)容物更豐富，含脂肪和鈣化是其特征性表現(xiàn)[20]，但本文4例皮樣囊腫在影像學上均表現(xiàn)為水樣密度，1例畸胎樣囊腫在手術(shù)中切除并剖開囊腫見囊壁上有小塊軟骨而確診，但CT上軟骨顯示不清、密度仍以液性為主。TDC直徑為0.5～6 cm，通常在2～4 cm；囊性畸胎樣病變大小不一，但在頸前部均偏??；舌下腺囊腫如是單純口內(nèi)型、僅局限于舌下區(qū)而未向后突入下頜下區(qū)，一般也較小，因此囊腫直徑也不具鑒別價值。

本文對TDC診斷有價值的1項臨床體格和5項影像學檢查指標單因素分析，顯示囊腫隨吞咽和伸舌而運動，位于下頜下區(qū)和緊貼舌骨可能有診斷意義。其中任意一項陽性診斷TDC特異度低(29.4%)而敏感度較好(93.8%)，而3項指標同時陽性診斷TDC敏感度為0而特異度最好(100%)；3項指標中的2項(囊腫位于下頜下區(qū)、囊腫緊貼舌骨)任意1項指標為陽性，可取得較均衡的敏感度(84.4%)和特異度(82.4%)，提示影像學檢查中囊腫的解剖分區(qū)(定位)和觀察到囊腫緊貼舌骨對診斷TDC很有意義。

本研究的不足之處在于，由于頸前中線區(qū)非TDC的發(fā)生率較低，該組的疾病種類不夠全面、樣本量不足，有待于以后進一步擴大樣本量進行研究。

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(本文編輯：丁俊杰)

The diagnosis of thyroglossal duct cyst in anterior cervical region in children: clinical and radiological appearance

BAIMei1,WUBin2,XIEZi-jian3,YANGMing-shu1,JIMing1，QIAOZhong-wei1

(1DepartmentofRadiology,Children′sHospitalofFudanUniversity,Shanghai201102; 2DepartmentofRadiology,MaternalandChildHealthCareofZaozhuang,ShandongProvince,Zaozhuang277100；3DepartmentofRadiology,FuzhouChildren′sHospital,FujianProvince,Fuzhou350005,China)

QIAO Zhong-wei，E-mail:qiaozhwei@163.com

Objective To diagnose thyroglossal duct cysts (TDCs) in anterior cervical region in children based on imaging findings and clinical physical examnination.MethodsForty-nine patients with suspected congenital midline cervical anomalies in anterior cervical region and with radiologic images before surgery were categorized into TDCs group and non-TDCs group depending on their histopathologic diagnosis from September 2012 to October 2014. Comparative study was performed between the two groups with following 6 indicators: movement of cysts with deglutition and protrusion of the tongue ,the location of cysts in CT and MRI,close proximity to the hyoid bone,relationship to the midline, density and size.Then the sensitivity,specificity,false positive ratio,positive predictive value,negative predictive value and 95%CI of single or combined indicators with statistical differences were evaluated.ResultsOf the 49 pediatric patients,32 patients[(3.9±2.7) years old,19 boys] had histopathologically confirmed as TDCs. Other 17 patients[(5.2±3.0) years old,7 boys] had epidermoid cysts(n=9),dermoid cysts (n=4),teratoid cyst (n=1),ranula (n=1), and cystic lymphangioma (n=2). ①Single factor analysis showed there were statistically significant differences in movements with deglutition and protrusion of the tongue, the location and relationship to the hyoid bone of cysts between the two groups. There were no statistical differences in relationship to the midline and size of masses between the two groups. ②The sensitivities of each 3 indicators (cysts moving with deglutition and protrusion of tongue,cysts in close promixity to hyoid bone, cysts located in submandibular region) were 75.0%,65.6%,68.8% respectively, and specificities were 70.6%,94.1%,82.4% respectively for TDCs. The sensitivity and specificity of any one of these 3 indicators were 93.8%,29.4% respectively for TDCs.The sensitivity and specificity of all these 3 indicators were 0%,100% respectively for TDCs .The sensitivity and specificity of any one of these 2 indicators(cysts in close promixity to hyoid bone, cysts located in submandibular region) were 84.4%,82.4% respectively.ConclusionIt is very useful to diagnose TDCs in anterior cervical region with clinical physical examination and radiologic imaging in chilidren.

Cervical cystic abnormalities; Thyroglossal duct cyst;Tomography; X-ray computed;MRI;Children

10.3969/j.issn.1673-5501.2016.02.004

1 復旦大學附屬兒科醫(yī)院放射科上海，201102；2 山東省棗莊市婦幼保健院放射科棗莊，277100；3 福建省福州兒童醫(yī)院放射科福州，350005

喬中偉，E-mail:qiaozhwei@163.com

2015-07-10

2016-03-17)