兒童甲狀舌管囊腫分型及舌骨選擇性保留的探討*

陸穎霞 谷慶隆 梁潔瓊

(首都兒科研究所附屬兒童醫(yī)院耳鼻咽喉-頭頸外科，北京 100020)

甲狀舌管囊腫(thyroglossal duct cyst，TGDC)是頸部最常見先天性畸形，手術(shù)切除是惟一有效治療方法，最經(jīng)典且應(yīng)用最廣的是Sistrunk術(shù)式[1]。Sistrunk術(shù)式除切除囊腫、瘺管外，還常規(guī)切除舌骨中間部分及舌盲孔附近舌根部分組織，以降低術(shù)后復(fù)發(fā)率。舌骨向前和向上運(yùn)動(dòng)有利于氣道保護(hù)以及幫助食物順利進(jìn)入食管[2,3]，舌骨切除可能引起吞咽功能異常，為此有學(xué)者提出保留舌骨的甲狀舌管囊腫切除術(shù)[4,5]，但多數(shù)學(xué)者認(rèn)為保留舌骨會(huì)增加術(shù)后復(fù)發(fā)率[4,6]。我們在工作中體會(huì)，在部分甲狀舌管囊腫病例中，瘺管雖然與舌骨緊密連接，但并沒有穿透舌骨，而是沿著骨膜走行于舌骨的上表面或下表面，因此，我們認(rèn)為，是否切除舌骨要以囊腫瘺管與舌骨的關(guān)系來確定，并將這一理念應(yīng)用于臨床。2015年1月～2019年12月，我們根據(jù)囊腫瘺管與舌骨的關(guān)系將甲狀舌管囊腫分為Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ型，對(duì)Ⅰ型1例(2.2%)和Ⅱ型26例(56.5%)行保留舌骨的改良Sistrunk術(shù)，對(duì)Ⅲ型19例(41.3%)行切除舌骨的傳統(tǒng)Sistrunk術(shù)，報(bào)道如下。

1 臨床資料與方法

1.1 一般資料

本組46例，年齡1歲4個(gè)月～12歲，中位年齡4歲。男26例(56.5%)，女20例(43.5%)。均因頸部腫物就診，其中3例有腫物急性感染史，其余均無不適主訴。查體：腫物位于頸部正中40例(87.0%)，頸部左側(cè)2例(4.3%)，頸部右側(cè)4例(8.7%)；腫物均位于舌骨下方，表面皮膚完整光滑，無瘺口，無充血，無壓痛，與皮膚無明顯粘連，可隨吞咽、伸舌上下運(yùn)動(dòng)。術(shù)前行B超、CT檢查，提示頸部囊性腫物，有細(xì)管型病灶與深部相通，與舌骨聯(lián)系緊密。B超提示腫物直徑0.5～1.6 cm。術(shù)前診斷均為頸部腫物，甲狀舌管囊腫可能性大。均為首次手術(shù)。

納入標(biāo)準(zhǔn)：主訴頸部腫物，術(shù)前影像學(xué)檢查提示甲狀舌管囊腫可能。

排除標(biāo)準(zhǔn)：有頸部腫物手術(shù)史，皮膚表面有外瘺口，近期(2周內(nèi))頸部急性感染或急性呼吸道感染，存在凝血功能障礙或其他外科手術(shù)禁忌證。

1.2 方法

1.2.1 甲狀舌管囊腫分型 根據(jù)術(shù)中所見瘺管走行及與舌骨關(guān)系分型(圖1)：Ⅰ型，瘺管與舌骨無緊密聯(lián)系，而是從舌骨的上方或下方通過；Ⅱ型，瘺管與舌骨表面連接；Ⅲ型，瘺管于舌骨中穿行。

1.2.2 手術(shù)方法 對(duì)Ⅰ型和Ⅱ型瘺管行保留舌骨的改良Sistrunk手術(shù)，對(duì)Ⅲ型瘺管行切除舌骨的傳統(tǒng)Sistrunk手術(shù)。經(jīng)口氣管插管全麻,按Sistrunk手術(shù)的方式進(jìn)行[1,6]。在囊腫最隆起處做梭形橫切口，分離頸前帶狀肌，暴露范圍為舌骨上至甲狀軟骨下，雙側(cè)胸鎖乳突肌內(nèi)側(cè)緣。分離囊腫至舌骨表面，盡量避免囊腫破裂，以免造成囊腫不完全切除和復(fù)發(fā)。判斷囊腫分型并采用不同方法處理：①瘺管從舌骨上方或下方繞過為Ⅰ型，手術(shù)時(shí)只需小心繞過舌骨即可。②瘺管與舌骨關(guān)系緊密為Ⅱ型或Ⅲ型，鑒別瘺管是否穿過舌骨是手術(shù)的關(guān)鍵。常規(guī)沿瘺管分離到距離舌骨約0.5 cm處，盡量找到瘺管與舌骨連接的位置。銳性分離至舌骨表面連接點(diǎn)兩側(cè)各0.5 cm處，用血管鉗夾住濕紗布，小心地將瘺管及周邊少量正常組織從四周緊貼舌骨推向連接點(diǎn)，嘗試是否可分離。如輕推即可分離，并可見到瘺管從舌骨上方或下方貼舌骨向深方舌盲孔處走行，則為Ⅱ型，完整切除瘺管，保留舌骨；如瘺管明確從舌骨中間穿過，則為Ⅲ型，需切除舌骨中段長約1 cm的舌骨體。無論是哪一型，都要求完整切除囊腫和瘺管，并追至舌盲孔處。特別要注意的是，在Ⅰ型和Ⅱ型瘺管手術(shù)中，一定要保持瘺管的完整性。瘺管上皮殘留是導(dǎo)致術(shù)后復(fù)發(fā)的重要因素。如術(shù)中觀察到瘺管或囊壁有破損，可適當(dāng)多切除部分周圍組織，以避免瘺管上皮殘留。

術(shù)后1年內(nèi)每3個(gè)月電話隨訪一次，1年后每半年電話隨訪1次。如家長訴患兒頸部再次出現(xiàn)包塊，則門診復(fù)查B超，了解是否復(fù)發(fā)。

2 結(jié)果

46例手術(shù)均順利完成。Ⅰ型1例(2.2%)和Ⅱ型26例(56.5%)行保留舌骨的改良Sistrunk術(shù)，術(shù)中均將瘺管與舌骨分離，保留舌骨的完整性；Ⅲ型19例(41.3%)行切除舌骨的傳統(tǒng)Sistrunk術(shù)，均在切除瘺管的同時(shí)切除中段舌骨。術(shù)中、術(shù)后無并發(fā)癥發(fā)生。術(shù)后病理均證實(shí)為甲狀舌管囊腫(或瘺管)。2種術(shù)式的手術(shù)指標(biāo)見表1。46例隨訪時(shí)間3～52個(gè)月，中位數(shù)12.5月。其中<12個(gè)月20例，12～36個(gè)月13例，>36個(gè)月13例。2種術(shù)式各有1例復(fù)發(fā)，分別為術(shù)后2個(gè)月、15個(gè)月，囊腫直徑分別為0.8 cm和1.1 cm，均于我院再次手術(shù)，術(shù)后未再復(fù)發(fā)。

表1 2種手術(shù)的手術(shù)指標(biāo)

3 討論

甲狀腺原基通過甲狀舌管與舌相連，甲狀舌管在胚胎第8～10周退化。由于各種原因?qū)е碌募谞钌喙芡嘶蝗?、殘余上皮分泌物聚集形成的潴留性囊腫，即先天性甲狀舌管囊腫。胚胎期未萎縮的甲狀舌管可位于舌骨腹側(cè)或背側(cè)，也可能被包圍在舌骨之中。甲狀舌管囊腫多數(shù)在兒童期及青少年期發(fā)病，男性發(fā)病率高于女性。本組男性患兒占56.5%，與文獻(xiàn)報(bào)道相符。

甲狀舌管囊腫及瘺管的治療主要是手術(shù)切除。手術(shù)方式包括頸外入路單純囊腫切除術(shù)[7]、傳統(tǒng)Sistrunk切除術(shù)[1]、口內(nèi)入路囊腫切除術(shù)[8]、腔鏡下Sistrunk切除術(shù)[9]、機(jī)器人輔助Sistrunk切除術(shù)[10]等，可使用超聲刀切除[11]、低溫等離子射頻消融[12]等。除手術(shù)以外，囊內(nèi)注射乙醇[13]或OK-432[14]等硬化劑也有報(bào)道。

Sistrunk切除術(shù)最為經(jīng)典且應(yīng)用最為廣泛，切除范圍包括舌骨中間部分及舌盲孔周圍的舌根部分組織，復(fù)發(fā)率從單純囊腫切除術(shù)的40%以上降至5%以內(nèi)[7]。但舌骨并非毫無用處，舌骨移動(dòng)在吞咽時(shí)起重要作用，可促進(jìn)會(huì)厭封閉喉口，促進(jìn)環(huán)咽肌、食管上括約肌開放，幫助食物進(jìn)入食管，從而完成吞咽過程[3]。舌骨功能異常會(huì)影響吞咽功能，引起并發(fā)癥，包括誤吸甚至窒息[15]。研究證實(shí)甲狀舌管囊腫的瘺管并非全部穿透舌骨，可位于舌骨腹側(cè)或背側(cè)[16]，那么對(duì)所有甲狀舌管囊腫常規(guī)切除舌骨是否合適呢？

對(duì)于手術(shù)是否常規(guī)切除舌骨早有爭議。Huang等[4]對(duì)44例18歲以下甲狀舌管囊腫術(shù)后復(fù)發(fā)者進(jìn)行翻修手術(shù)，術(shù)中見75%的患者舌骨完整，25%在初次手術(shù)中切除舌骨，因此，建議常規(guī)切除舌骨中段以降低復(fù)發(fā)率。也有學(xué)者建議甲狀舌管囊腫手術(shù)中保留舌骨。殷瀟等[5]采用頦下入路小切口內(nèi)鏡輔助完成甲狀舌管囊腫切除術(shù)8例，均保留舌骨完整，術(shù)后隨訪3～24個(gè)月，均未復(fù)發(fā)。Rohof等[7]報(bào)道傳統(tǒng)Sistrunk術(shù)復(fù)發(fā)率為5.3%(10/189)，單純囊腫切除術(shù)的復(fù)發(fā)率高達(dá)55.6%(10/18)，Sattar等[17]認(rèn)為術(shù)后復(fù)發(fā)應(yīng)考慮遺漏舌骨上盲管及舌管分支。但上述保留舌骨和不保留舌骨的研究均沒有關(guān)于舌骨與瘺管關(guān)系的探討。

甲狀舌管囊腫手術(shù)的關(guān)鍵是防止復(fù)發(fā)。徐夏等[18]提出，在Sistrunk術(shù)式的基礎(chǔ)上進(jìn)一步擴(kuò)大舌骨中段切除范圍，并根據(jù)術(shù)中情況切除部分頸前帶狀肌及周圍軟組織。朱立新等[19]提出，在Sistrunk術(shù)式的基礎(chǔ)上增加頸中線清掃，切除頸前帶狀肌及其附近結(jié)締組織。不過這2項(xiàng)研究均主要針對(duì)術(shù)后復(fù)發(fā)的病例，且主要針對(duì)成人患者。

我們在臨床工作中觀察到，舌骨保留不是手術(shù)復(fù)發(fā)的原因，切除舌骨與否不應(yīng)根據(jù)術(shù)者的喜好或習(xí)慣，也不應(yīng)單純按照文獻(xiàn)報(bào)道，而應(yīng)依據(jù)舌骨與囊腫瘺管的關(guān)系，具體情況具體分析。我們在一次手術(shù)中偶然見瘺管貼舌骨膜走行，但兩者可以完整分離開，于是，我們在以后的手術(shù)中重點(diǎn)觀察，確實(shí)有些瘺管可以從舌骨表面分離開，而另一些瘺管穿過舌骨。因此，我科從2015年起，在甲狀舌管囊腫術(shù)中著意觀察瘺管走行及其與舌骨的比鄰關(guān)系，并將瘺管分為三型，采用不同處理方法：對(duì)于瘺管繞舌骨通向舌盲孔的囊腫(Ⅰ型)，沒有必要切除舌骨，不過，這一類型所占比例較低(1/46)。對(duì)于瘺管與舌骨連接緊密者，我們觀察到并不是所有瘺管都穿過舌骨。本研究45例瘺管與舌骨粘連緊密，其中26例瘺管貼舌骨膜從舌骨上方或下方繞舌骨通向舌盲孔(Ⅱ型)，只有19例瘺管穿過舌骨(Ⅲ型)。根據(jù)這一特點(diǎn)，我們對(duì)Ⅰ型、Ⅱ型行保留舌骨的改良Sistrunk術(shù)，對(duì)Ⅲ型行切除舌骨的常規(guī)Sistrunk術(shù)。當(dāng)然，我們不知道這是否僅是兒童病例的特點(diǎn)，成人由于舌骨已完全骨化，是否仍有這一特點(diǎn)尚無法判斷。

其實(shí)，術(shù)后復(fù)發(fā)主要是囊腫和瘺管殘留所致，特別是從舌骨到舌盲孔間瘺管處理是否得當(dāng)與復(fù)發(fā)有密切關(guān)系[1,17,20]。我們體會(huì)，當(dāng)分離到舌骨表面時(shí)，如果放慢手術(shù)速度，仔細(xì)判斷瘺管與舌骨的關(guān)系，反而能更精確地判斷瘺管的走行，也會(huì)更有的放矢地決定是否切除舌骨，應(yīng)切除哪些組織，更不必在目標(biāo)不太明確的情況下進(jìn)行擴(kuò)大切除。

術(shù)中我們也遇到一些困難，主要是切除舌骨后，并不一定能清晰顯露出瘺管，當(dāng)無法顯露時(shí)只能朝著舌盲孔方向進(jìn)行錐形組織切除，錐形的底是舌骨，尖是舌盲孔。由于未明確顯露瘺管走行，導(dǎo)致可能會(huì)遺漏或切斷瘺管旁支，導(dǎo)致術(shù)后復(fù)發(fā)。本研究1例傳統(tǒng)Sistrunk切除術(shù)后15個(gè)月復(fù)發(fā)，考慮很可能是此原因引起，這也是我們在今后手術(shù)中需要更加注意的地方。

本研究不足之處主要是例數(shù)少及部分病例隨訪時(shí)間較短，尚需增加病例數(shù)及延長隨訪時(shí)間，以期待更好的結(jié)果。