林碧云 危 曼 邵肖梅, 王來栓 周景新 程國強 周文浩
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·論著·
Alberta嬰兒運動量表對新生兒重癥監(jiān)護室高危兒出院后篩查運動發(fā)育落后的準確性研究
林碧云1危 曼2邵肖梅1,2王來栓1周景新2程國強1周文浩1
目的 分析Alberta嬰兒運動量表(AIMS)在NICU高危兒隨訪中篩查運動發(fā)育落后的應用價值,為更好解釋患兒病情和盡早合理干預提供依據(jù)。方法 納入經(jīng)NICU治療后并于2013年11月至2015年1月在上海健高兒科門診部隨訪的高危兒,行AIMS和Peabody運動發(fā)育量表-第2版(PDMS-2)評估。將患兒的AIMS總分與PDMS-2的粗大運動發(fā)育商(GMQ)進行百分位數(shù)換算,分析兩者的相關性。以6月齡后GMQ≥90作為運動發(fā)育正常的參考標準,繪制AIMS百分位數(shù)的ROC曲線,計算約登指數(shù)和預測界值。進而根據(jù)所得界值分析AIMS預測運動發(fā)育落后的價值。結(jié)果 70例高危兒進入分析,產(chǎn)生170個AIMS數(shù)據(jù)和70個6月齡PDMS-2 GMQ數(shù)據(jù)。0~3月齡的AIMS百分位數(shù)與PDMS-2的GMQ百分位數(shù)相關系數(shù)(r)為0.09(P=0.69);≥4月齡兩者的r為0.73(P<0.001)。與參考標準比較,形成AIMS百分位數(shù)的ROC曲線,曲線下面積為0.929(95%CI:0.876~0.982),預測界值為P17.5。以AIMS百分位數(shù)<17.5預測運動發(fā)育落后的敏感度為87.6%(95% CI:68.4%~95.4%),特異度為88.1%(95%CI:80.6%~93.1%),陽性預測值為65.0%(95%CI:48.3%~78.9%),陰性預測值為96.3%(95%CI:90.2%~98.8%)。結(jié)論 >3月齡的高危兒行AMIS評估對識別運動發(fā)育正常有很高的預測價值,為避免對高危兒過度診斷和干預提供依據(jù)。
高危兒; Alberta; Peabody; 運動發(fā)育落后
隨著NICU的建立,高危兒的病死率明顯下降,但其遠期發(fā)生神經(jīng)發(fā)育障礙(NDD)的風險是正常兒童的8~10倍[1]。其中運動發(fā)育落后作為NDD最為主要的表現(xiàn)之一,嚴重危害兒童的生命健康和生存質(zhì)量[2]。生后1年的運動功能可反映中樞神經(jīng)系統(tǒng)發(fā)育情況,運動發(fā)育落后是其他系統(tǒng)發(fā)育落后的最早期標志[3]。發(fā)育中的大腦有很強的可塑性,因此早期識別運動發(fā)育落后并盡早進行合理干預可以優(yōu)化患兒的遠期結(jié)局[4]。Peabody運動發(fā)育量表-2(PDMS-2)適用于評估0~72月齡兒童的運動發(fā)育水平,2006年開始在中國廣泛應用,具有較高的信度和效度。PDMS-2包括粗大運動(GMQ)和精細運動(FMQ)兩部分的評分[5~7],對小嬰兒而言,運動評估的重點是運動技能獲得的數(shù)量而非質(zhì)量,所以PDMS-2對早期發(fā)現(xiàn)運動異常不敏感[8],國內(nèi)有研究表明PDMS-2在<6月齡嬰兒中的評估結(jié)果與遠期結(jié)局相關性較低[9]。
Alberta嬰兒運動量表(AIMS)是評估0~18月齡嬰幼兒GMQ發(fā)育水平的工具,用于識別運動發(fā)育遲緩的嬰幼兒和隨時間推移評估運動的發(fā)育和成熟,信度和效度均較高[10~12]。本研究以NICU高危兒為研究對象,在隨訪中評價AIMS篩查運動發(fā)育落后的應用價值,以期尋找適用于6月齡以下小嬰兒的運動發(fā)育評估方法和更好地利用AIMS評估結(jié)果制定合理干預方案。
1.1 研究設計 采用診斷準確性研究的方法設計,對經(jīng)NICU治療后并隨訪的高危兒行AIMS評估,每月1次,至高危兒6月齡以后同時行PDMS-2評估,并以PDMS-2中的GMQ≥90作為運動發(fā)育正常的參考標準[13],評估AIMS預測運動發(fā)育落后的敏感度、特異度和預測界值。
1.2 納入標準 同時滿足以下條件:①NICU出院后患兒;②圍生期存在早產(chǎn)、窒息、缺氧缺血性腦病、顱內(nèi)出血、腦梗死、低血糖和高膽紅素血癥等高危因素;③同時有AIMS評估結(jié)果和6月齡后PDMS-2評估結(jié)果者。
1.3 排除標準 排除遺傳代謝性疾病和先天性畸形,如唐氏綜合征、嚴重先天性心臟病、先天性骨骼發(fā)育畸形和肌源性疾病等。
1.4 AIMS評估及計分方法 由家長陪同情況下,確保被檢者處于清醒、活躍和舒服的狀態(tài)。在普通的醫(yī)療環(huán)境下評估,沒有人為的刺激或幫助,以觀察的方式評估嬰兒在不同重力位置下的運動模式和技巧。評估4個體位58個項目(俯臥位21項,仰臥位9項,坐位12項,站立位16項),每個項目通過可得1分,不通過得0分,總分58分。每例患兒的實際得分與加拿大建立的AIMS常模[14]比較,得出該患兒的運動水平所處的百分位數(shù)。
1.5 PDMS-2評估及計分方法 高危兒隨訪至6月齡以上,得到家屬知情同意后分別于6和12月齡行PDMS-2檢查。評估6個方面249個項目(反射8項、姿勢30項、移動89項、實物操作24項、抓握26項和視覺-運動整合72項)。測試結(jié)果以GMQ和FMQ的發(fā)育商來表示,每例患兒的實際得分與加拿大和美國建立的PDMS-2常模[5]比較,得出該患兒的運動水平所處的百分位數(shù)。以出生后6個月時PDMS-2 GMQ≥90作為運動發(fā)育正常。
1.6 質(zhì)量控制 AIMS評估由2名經(jīng)過培訓的醫(yī)務人員共同完成;PDMS-2由1名有經(jīng)驗的康復治療師完成,評估結(jié)果由1名主任醫(yī)師進行審核。
1.7 統(tǒng)計學方法 所有數(shù)據(jù)采用SPSS 16.0軟件進行統(tǒng)計分析。對AIMS和PDMS-2百分位數(shù)行Spearman相關性分析,計算相關系數(shù)(r);繪制AIMS百分位數(shù)預測運動發(fā)育落后的ROC曲線,計算曲線下面積(AUC),計算約登指數(shù)(敏感度+特異度-1)和預測界值;制作AIMS界值為參考標準預測運動發(fā)育落后的四格表,采用χ2檢驗對AIMS的準確性進行分析。
2.1 一般情況 2013年11月至2015年1月在上海健高兒科門診部符合本文納入和排除標準的70例經(jīng)NICU治療后的高危兒進入本文分析。男33例,女37例;足月兒39例,早產(chǎn)兒31例;窒息18例,缺氧缺血性腦病7例,顱內(nèi)出血3例,腦梗死1例,低血糖2例,高膽紅素血癥7例,化膿性腦膜炎2例,腦積水2例,新生兒呼吸窘迫3例,新生兒壞死性小腸結(jié)腸炎2例,早產(chǎn)兒腦室周白質(zhì)軟化2例,雙胎輸血1例,敗血癥1例,宮內(nèi)感染2例,18例為單純早產(chǎn)(胎齡28~36周)。70例高危兒中共有170個AIMS數(shù)據(jù)和70個6月齡PDMS-2數(shù)據(jù)用于統(tǒng)計分析。
2.2 AIMS與PDMS-2相關性分析 170個AIMS總分數(shù)據(jù)與70個PDMS-2的GMQ評估數(shù)據(jù)依據(jù)不同常模進行同齡兒的百分位數(shù)換算,≤3月齡的AIMS百分位數(shù)與PDMS-2的GMQ百分位數(shù)的r為0.09,差異無統(tǒng)計學意義(P=0.69);4~6月齡和>6月齡的AIMS百分位數(shù)與PDMS-2的GMQ百分位數(shù)的r分別為0.68和0.76,差異均有統(tǒng)計學意義(P均<0.001);>3月齡AIMS百分位數(shù)與PDMS-2的GMQ百分位數(shù)的r為0.73,差異有統(tǒng)計學意義(P<0.001)(圖1)。
2.3 ROC曲線繪制和預測界值 圖2顯示,以PDMS-2的GMQ≥90作為運動發(fā)育正常的參考標準,產(chǎn)生AIMS百分位數(shù)的ROC曲線,AUC為0.929(95%CI:0.876~0.982), 標準誤為0.027;預測界值為P17.5。
2.4 AIMS篩查運動發(fā)育落后的準確性 170個AIMS數(shù)據(jù)中,>P17.5的數(shù)據(jù)有127個,其中≤3月齡 19個,>3月齡108個; 1 >3月齡AIMS與PDMS-2的GMQ相關性 Fig 1 Correlation between AIMS and PDMS-2 in infants age over 3 months 2 >3月齡AIMS百分位數(shù)預測運動發(fā)育不良的ROC曲線 Fig 2 Percentile ROC curve of AIMS to predict development delay of gross motor skills 目前嬰幼兒運動評估方法應用較為廣泛的是Bayley嬰兒發(fā)育量表(BSID)中的運動量表(PDI)和PDMS中的GMQ評估量表,國外相關研究指出,在正常嬰幼兒中,AIMS與PDMS的相關系數(shù)為0.99[15];在高危兒AIMS與BSID-Ⅱ的PDI間相關系數(shù)為0.93,與PDMS的相關系數(shù)為0.95[16];國內(nèi)有研究表明AIMS與PDMS-2在腦損傷高危兒中的相關系數(shù)為0.6~0.73[8,17]。本研究中>3月齡的高危兒AIMS結(jié)果與PDMS-2結(jié)果具有較好的相關性,r=0.73,P<0.001。與國內(nèi)研究的數(shù)據(jù)接近,而與國外相關研究數(shù)據(jù)差別較大。AIMS是以加拿大2 202名健康足月兒的運動發(fā)育情況制定常模,PDMS-2是根據(jù)加拿大46個洲的2 003名嬰幼兒和兒童的運動發(fā)育水平進行評價制定常模[14],2個量表的常模制定均無亞洲人群,可能是造成本研究或國內(nèi)研究AIMS與PDMS-2結(jié)果的相關性低于國外相關研究的原因之一。本研究進入分析的高危兒中早產(chǎn)兒占44.3%(31/70),盡管評估是按其糾正月齡計算,但是普遍認為早產(chǎn)兒運動發(fā)育較足月兒延遲[10,19,20]。盡管如此,本研究仍提示AMIS在NICU治療的高危兒隨訪中有良好的應用價值,尤其是在>3月齡的高危兒中可以敏感地篩查運動發(fā)育落后,為早期合理的針對性干預提供了基礎。 本研究結(jié)果顯示,嬰幼兒的早期由于中樞神經(jīng)系統(tǒng)成熟度、營養(yǎng)狀況、家屬護理和疾病等各種因素的不同,運動技能可能存在個體差異[20,21],這也許是造成本研究0~3月齡嬰兒的AIMS百分位數(shù)與PDMS-2的GMQ百分位數(shù)的相關性差異無統(tǒng)計學意義的主要原因。隨著月齡增長,神經(jīng)系統(tǒng)發(fā)育逐漸成熟,各項運動技能有序出現(xiàn),因而AIMS與PDMS-2 GMQ的相關性也增高。 本研究的目的之一是為了尋找適用于<6月齡的小嬰兒的運動發(fā)育評估方法。BSID的運動量表包含的項目數(shù)量不夠且分布不均衡,不能對嬰幼兒各個階段的運動技能做出充分和恰當?shù)脑u估,且該量表著重于一般性的運動里程碑的獲得,而不是對特定里程碑的運動的各個方面進行分析,這可能導致即使被評估者表現(xiàn)出非典型的姿勢和運動,卻仍然可能獲得正常的BSID評分[22~24]。而且,由于BSID評估時間較長,需要被評估者能較好的配合,不適合中國評估需求量大的現(xiàn)狀,因此應用較少。PDMS最早于1974年由Folio和Du Bose提出,于2000年進行第2次修訂,稱為PDMS-2,是以神經(jīng)成熟理論為基礎,即運動技能的出現(xiàn)和成熟程度反映中樞神經(jīng)系統(tǒng)的發(fā)育水平,建立在運動技能獲取規(guī)律的基礎上,分等級對各項運動技能進行評分[5]。PDMS一開始就是特別為殘障兒童設計,因此在腦癱的識別和康復指導中有較好的應用價值[6]。該量表包括GMQ評估量表和FMQ評估量表2個相對獨立的部分,可以分別對兒童的GMQ和FMQ發(fā)育水平進行評估。在GMQ的評估項目中,PDMS-2有較多的項目與站立和行走相關,因此PDMS被認為更適用于評估年長兒的運動水平[9,25]。AIMS是加拿大學者Martha C.Piper和治療師Johanna Darrah于1994年結(jié)合神經(jīng)成熟理論體系和動態(tài)運動發(fā)育相關方面的觀點,從俯臥、仰臥、坐位和站立位4種體位下抗重力肌肉控制的整合與逐漸發(fā)育方面,評估嬰幼兒從足月出生至能夠獨立步行期間的運動里程碑的順序發(fā)育[15]。相對PDMS-2而言,AIMS更加側(cè)重于從俯臥抬頭、翻身、到坐和爬等運動能力的發(fā)育,一旦孩子會扶站和開始行走之后,測試的項目則相對很少,因此AIMS更適合于小月齡的非殘障兒童的GMQ發(fā)育水平的評估,彌補了PDMS-2不適合用于小月齡嬰兒運動發(fā)育評估的不足,在髙危兒神經(jīng)發(fā)育結(jié)局的隨訪中,兩者可以互補,有助于盡早篩選出運動發(fā)育落后的高危兒,根據(jù)評估結(jié)果制定合理的干預策略。 AIMS是一種觀察性的評估,因此有效地避免了評估人員的主觀性偏倚,有較高的組間信度[11],其操作簡單、便捷,評估時間短,適合于中國髙危兒隨訪機構評估需求量大的情況。本研究結(jié)果顯示AIMS預測運動發(fā)育落后的特異度(88.1%)和陰性預測值(96.3%)都較高,有助于在隨訪早期篩查出運動發(fā)育正常者,并可以防止因肌張力增高或異常姿勢而判斷其有腦癱傾向的過度診斷,既可盡早的解除患兒家長的思想負擔,又可避免孩子因不必要的康復干預而傷害心理。 本研究的不足之處:①進入分析的病例70例,因各種疾病經(jīng)過NICU治療,疾病的異質(zhì)性較大;②AIMS與PDMS-2非同一時間對應評估;③AIMS評估與6月齡時PDMS-2評估數(shù)據(jù)進行分析,顯然隨訪時間較短。 [1]郭書娟. 0-3歲高危兒社區(qū)早期干預指導研究. 復旦大學, 2010 [2]Soleimani F, Vameghi R, Biglarian A, et al. Prevalence of motor developmental disorders in children in alborz province, iran in 2010. Iran Red Crescent Med J, 2014,16(12):e16711 [3]Fleuren KM, Smit LS, Stijnen T, et al. New reference values for the Alberta Infant Motor Scale need to be established. Acta Paediatr, 2007,96(3):424-427 [4]Zhou XY(周曉玉), Qian JP, Xu ZZ, et al. Effects of early intervention on the prognosis of high-risk infants. Chin J Pediatr(中華兒科雜志), 2001, 39(10):43-46 [5]Yang H(楊紅), Shi W, Wang SJ, et al. Reliability and validity of Peabody Developmental Motor Scale in assessment of infants and toddlers. Chinese Journal of Child Health Care(中國兒童保健雜志), 2010, 18(2):121-123 [6]Du KX(杜開先), Yu FX, Lou JY. Application of peabody developmental motor scales 2 (PDMS-2) and the motor activities program in infants with brain injury. China Journal of Modern Medicine(中國現(xiàn)代醫(yī)學雜志), 2014, 24(1):71-74 [7]Tavasoli A, Azimi P, Montazari A. Reliability and validity of the Peabody Developmental Motor Scales-second edition for assessing motor development of low birth weight preterm infants. Pediatr Neurol, 2014,51(4):522-526 [8]Zhou HT(周洪濤), Zhang HJ, Wang PQ, et al. Consistency between Alberta Infant Motor Scale and Peabody Developmental Motor Scale-2 in assessing motor function of high risk infants. Chin J Rehabil Theory Pract(中國康復理論與實踐), 2013, 19(6):556-558 [9]Wang XY(王小燕), Yao YM, Xie SM, et al. Study of correlation between the Peabody Developmental Motor Scale and Bayley scales of infant development in different month-age. Chinese Journal of Birth Health & Heredity(中國優(yōu)生與遺傳雜志), 2010, 18(2):129-130 [10]de Albuquerque PL, Lemos A, Guerra MQ, et al. Accuracy of the Alberta Infant Motor Scale (AIMS) to detect developmental delay of gross motor skills in preterm infants: a systematic review. Dev Neurorehabil, 2015,18(1):15-21 [11]Wang C(王翠), Xi YC, Li Z, et al. Reliability study of the Alberta infant motor scale in normal infants. Chinese Journal of Rehabilitation Medicine(中國康復醫(yī)學雜志), 2009, 24(10):896-899 [12]Almeida KM, Dutra MV, Mello RR, et al. Concurrent validity and reliability of the Alberta Infant Motor Scale in premature infants. J Pediatr (Rio J), 2008,84(5):442-448 [13]Saraiva L, Rodrigues LP, Cordovil R, et al. Motor profile of Portuguese preschool children on the Peabody Developmental Motor Scales-2: a cross-cultural study. Res Dev Disabil, 2013,34(6):1966-1973 [14]Wang C(王翠), Huang Z. Alberta嬰兒運動量表. Chinese Journal of Rehabilitation Medicine(中國康復醫(yī)學雜志), 2009,24(9):858-861 [15]Piper MC, Pinnell LE, Darrah J, et al. Construction and validation of the Alberta Infant Motor Scale (AIMS). Can J Public Health, 1992,83(S2):46-50 [16]Spittle AJ, Doyle LW, Boyd RN. A systematic review of the clinimetric properties of neuromotor assessments for preterm infants during the first year of life. Dev Med Child Neurol, 2008,50(4):254-266 [17]王慧, 李海峰, 王江平, 等. Alberta嬰兒運動量表在腦損傷高危兒運動發(fā)育評估中的應用: 2014年浙江省醫(yī)學會兒科學分會學術年會暨兒內(nèi)科疾病診治新進展國家級繼續(xù)教育學習班, 中國浙江桐廬, 2014 [18]Tsai SW, Chen CH, Lin MC. Prediction for developmental delay on Neonatal Oral Motor Assessment Scale in preterm infants without brain lesion. Pediatr Int, 2010,52(1):65-68 [19]Allen MC, Alexander GR. Screening for cerebral palsy in preterm infants: delay criteria for motor milestone attainment. J Perinatol, 1994,14(3):190-193 [20]Yildirim ZH, Aydinli N, Ekici B, et al. Can Alberta infant motor scale and milani comparetti motor development screening test be rapid alternatives to bayley scales of infant development-Ⅱ at high-risk infants. Ann Indian Acad Neurol, 2012,15(3):196-199 [21]Harris SR, Backman CL, Mayson TA. Comparative predictive validity of the Harris Infant Neuromotor Test and the Alberta Infant Motor Scale. Dev Med Child Neurol, 2010,52(5):462-467 [22]Cromwell EA, Dube Q, Cole SR, et al. Validity of US norms for the Bayley Scales of Infant Development-Ⅲ in Malawian children. Eur J Paediatr Neurol, 2014,18(2):223-230 [23]Deroma L, Bin M, Tognin V, et al. Interrater reliability of the Bayley III test in the Italian Northern-Adriatic Cohort II. Epidemiol Prev, 2013,37(4-5):297-302 [24]Luttikhuizen DSE, de Kieviet JF, Konigs M, et al. Predictive value of the Bayley scales of infant development on development of very preterm/very low birth weight children: a meta-analysis. Early Hum Dev, 2013,89(7):487-496 [25]van Hartingsveldt MJ, Cup EH, Oostendorp RA. Reliability and validity of the fine motor scale of the Peabody Developmental Motor Scales-2. Occup Ther Int, 2005,12(1):1-13 (本文編輯:張崇凡) The accuracy of Alberta Infant Motor Scale in screening motor development delay in the follow-up of high risk infants discharged from NICU LINBi-yun1,WEIMan2,SHAOXiao-mei1,2,WANGLai-shuan1,ZHOUJing-xin2,CHENGGuo-qiang1,ZHOUWen-hao1 SHAO Xiao-mei,E-mail:xiaomei_shao@163.com ObjectiveTo investigate the application of Alberta Infant Motor Scale(AIMS) in screening motor development delay in the follow-up of high risk infants who were discharged from NICU, for the sake of using AIMS results to explain the state of infants′ motor development and propose early individualized intervention.MethodsThe AIMS and Peabody Developmental Motor Scale-2(PDMS-2) data of Shanghai Jiangao Outpatient Department of Pediatrics from November 2013 to January 2015 were collected. The score of AIMS and gross motor quotient (GMQ) to the corresponding percentiles were converted and their correlation was analyzed. As the GMQ≥90 of PDMS-2 was used as normal motor development, the ROC curve of AIMS percentiles to predict the outcome was performed, the AUC and optimal cutoff were analyzed. According to the cut-off point, the accuracy of the AIMS in predicting motor development delay was discussed.ResultsThere were 170 times data of 70 infants which fulfilled with the inclusion criteria ,in which, the correlation coefficient (r) of data in infants younger than 3 months age was 0.09,P=0.69, 4-6 months age was 0.68,P<0.0001,>6 months age was 0.76,P<000 01. Then the correlation analysis was performed on the all data without which in infants aged younger than 3 months,r=0.73(P<0.001). The area under curve (AUC) of ROC curve was 0.929, standard error was 0.027, 95% credibility interval was 0.876 to 0.982,the cut-off point was P17.5.The sensitivity, specificity, false negative rate, true negative rate, positive predictive value and negative predictive value of AIMS in screening motor development delay were 87.6%(95%CI: 68.4% to 95.4%), 88.1%(95%CI:80.6% to 93.1%) ,65.0%(95%CI:48.3% to 78.9%), 96.3% (95%CI:90.2% to 98.8%) respectively.ConclusionAIMS has good performance in predicting development delay in high risk infants over 3 months age, the application of which will improve early the hypernomic diagnosis and intervention. High risk infants; Alberta; Peabody; Motor development delay 1 復旦大學附屬兒科醫(yī)院新生兒科 上海,201102;2 上海健高兒科門診部 上海,200235 邵肖梅,E-mail:xiaomei_shao@163.com 10.3969/j.issn.1673-5501.2015.02.001 2015-01-15 2015-03-30)3 討論
(1DepartmentofNeonatology,Children′sHospitalofFudanUniversity,Shanghai201102,China; 2ShanghaiJiangaoOutpatientDepartmentofPediatrics,Shanghai200235,China)