自然發(fā)展行為干預(yù)在孤獨癥早期干預(yù)中的應(yīng)用*

肖石花 李 晶

(1 中國科學(xué)院心理研究所 中國科學(xué)院行為科學(xué)重點實驗室, 北京 100101)(2 中國科學(xué)院大學(xué)心理學(xué)系, 北京 100049)

1 引言

孤獨癥譜系障礙(Autism Spectrum Disorders,ASD)是一種具有高度遺傳性和異質(zhì)性的神經(jīng)發(fā)育障礙, 主要表現(xiàn)為社會交往和溝通障礙、狹隘興趣與重復(fù)刻板行為(Lord et al., 2020)。近年來,孤獨癥的患病率在全球范圍內(nèi)逐漸上升, 美國疾病控制和預(yù)防中心2023 年發(fā)布的數(shù)據(jù)顯示, 美國8 歲兒童孤獨癥的患病率從2002 年的1/152 上升為1/36 (Maenner et al., 2023)。我國兒童孤獨癥發(fā)病率同樣已經(jīng)上升至較高水平, 2020 年首次全國性調(diào)查研究顯示, 中國6～12 歲兒童孤獨癥的患病率為0.70% (Zhou et al., 2020)。孤獨癥在給患者及其家庭帶來痛苦的同時, 也造成了巨大的經(jīng)濟(jì)和社會成本(Havdahl & Bishop, 2019; Rogge &Janssen, 2019), 包括治療及醫(yī)療服務(wù)成本、(特殊)教育成本、成年患者和家庭護(hù)理人員的生產(chǎn)力損失成本等(Rogge & Janssen, 2019)。Leigh 和Du(2015)估計2015 年美國孤獨癥社會總成本為2680億美元, 預(yù)計到2025 年將上升到4610 億美元, 占GDP 比重超過1%。在我國, 有調(diào)查表明孤獨癥兒童用于康復(fù)及治療費用的中位數(shù)高達(dá)6.00 萬元/年(程靖益 等, 2021)。因此, 改善孤獨癥患者癥狀,提高其生活技能和社會功能以及降低家庭和社會負(fù)擔(dān), 具有重要意義。孤獨癥的發(fā)病機(jī)制尚不明確, 缺乏有效的藥物治療, 但適當(dāng)?shù)脑缙诟深A(yù)措施可以改善孤獨癥兒童的整體功能, 提高其社交、語言、認(rèn)知和適應(yīng)行為, 有可能促進(jìn)積極的長期結(jié)果(Vivanti & Zhong, 2020; Magiati et al.,2014)。尤其在大腦可塑性強(qiáng)的早期敏感階段提供有效干預(yù), 構(gòu)建行為和技能, 可能會對大腦發(fā)育產(chǎn)生潛在的積極影響(Vivanti & Zhong, 2020)。而隨著兒童年齡的增長, 干預(yù)的效果可能會降低(Harris & Handleman, 2000)。

早期提供自然發(fā)展行為干預(yù)(Naturalistic Developmental Behavioral Interventions, NDBI)和積極的父母參與被認(rèn)為是孤獨癥兒童早期干預(yù)的最佳實踐(Zwaigenbaum et al., 2015)。自然發(fā)展行為干預(yù)是指結(jié)合應(yīng)用行為分析(applied behavioral analysis, ABA)和發(fā)展心理學(xué)理論, 并使用自然主義形式實施的孤獨癥早期干預(yù)方法的總稱(Schreibman et al., 2015)。最近的一項元分析表明,對于8 歲以下的孤獨癥兒童, 與其他干預(yù)措施相比, 自然發(fā)展行為干預(yù)產(chǎn)生了更有利的發(fā)展結(jié)果(Sandbank et al., 2020), 自然發(fā)展行為干預(yù)被認(rèn)為是孤獨癥兒童早期干預(yù)中最有希望的方法(Crank et al., 2021; Tupou, 2020)。本文的目的是系統(tǒng)分析和探討自然發(fā)展行為干預(yù)對孤獨癥兒童各發(fā)展領(lǐng)域能力改善的臨床效果, 梳理其相較于傳統(tǒng)行為干預(yù)的優(yōu)勢所在, 并探明目前研究待解決的問題,以期推動自然發(fā)展行為干預(yù)在我國的研究和臨床實踐。

2 自然發(fā)展行為干預(yù)介紹

自然發(fā)展行為干預(yù)源于對傳統(tǒng)行為方法局限性的反思和對發(fā)展科學(xué)的應(yīng)用。20 世紀(jì)60 年代中期以來, 應(yīng)用行為分析(Applied Behavior Analysis, ABA)成為孤獨癥干預(yù)的主流理論。Lovaas (1968)以及ABA 的其他先驅(qū)在孤獨癥領(lǐng)域引入了基于操作性條件反射的實踐(Skinner,1965), 證明了應(yīng)用行為學(xué)原理“刺激?反應(yīng)?強(qiáng)化”可以有效地教授孤獨癥兒童新技能。Lovaas 及其同事(1987)為一組孤獨癥兒童提供行為干預(yù)取得顯著效果, 這項研究的結(jié)果奠定了行為干預(yù)在孤獨癥干預(yù)中廣泛運用的基礎(chǔ)。

然而, 在實踐過程中, 傳統(tǒng)高度結(jié)構(gòu)化的行為方法, 如離散試驗訓(xùn)練(Discrete Trial learning,DTT), 逐漸暴露出一些局限性。例如, 學(xué)習(xí)成果難以泛化, 兒童反應(yīng)缺乏自發(fā)性和靈活性, 以及過度依賴提示等(Schreibman, 2007)。部分研究還指出, 這種方法可能導(dǎo)致孤獨癥兒童出現(xiàn)焦慮、挫敗感和適應(yīng)困難等負(fù)面情緒反應(yīng), 從而抑制他們的學(xué)習(xí)和發(fā)展(Kupferstein, 2018)。這些伴隨行為干預(yù)成功的局限性, 促使許多研究人員在應(yīng)用行為分析理論基礎(chǔ)上, 開發(fā)新的干預(yù)程序, 以改進(jìn)和擴(kuò)展孤獨癥干預(yù)方法。同時, 隨著發(fā)展心理學(xué)對非典型發(fā)展的研究, 研究人員認(rèn)識到典型發(fā)育和非典型發(fā)育是相互促進(jìn)的, 孤獨癥兒童在不同領(lǐng)域的發(fā)展遵循與正常兒童相似的發(fā)展路徑(Lifter et al., 1993; Mundy et al., 1987; Tager-Flusberg et al., 1990), 這促使研究人員在早期干預(yù)中強(qiáng)調(diào)發(fā)展原則和發(fā)展順序的結(jié)合。在這種背景下, 自然發(fā)展行為干預(yù)(NDBI)應(yīng)運而生。

2015 年, Schreibman 教授等人為NDBI 的經(jīng)驗和理論基礎(chǔ)制定了共識聲明, 將這類結(jié)合了應(yīng)用行為分析和發(fā)展心理學(xué)原則的孤獨癥干預(yù)方法統(tǒng)稱為自然發(fā)展行為干預(yù)(Schreibman et al.,2015)。NDBI 通過在自然的、以游戲為基礎(chǔ)的環(huán)境中運用行為策略來實現(xiàn)與發(fā)展相適應(yīng)的目標(biāo),其核心要素包括(Schreibman et al., 2015)：(1)教學(xué)目標(biāo)強(qiáng)調(diào)整體發(fā)展領(lǐng)域(語言、認(rèn)知、游戲、社交、運動等), 目標(biāo)技能的選擇需符合兒童發(fā)展規(guī)律,通過研究發(fā)展順序和獲得特定技能的先決條件來確定干預(yù)目標(biāo), 例如, 共同關(guān)注、模仿、功能性游戲和聯(lián)合參與是語言和社交發(fā)展的關(guān)鍵前提(Poon et al., 2012; Tomasello, 2019); 同時強(qiáng)調(diào)跨發(fā)展領(lǐng)域的知識和技能的整合, 確保一個領(lǐng)域的技能發(fā)展(例如, 在一項活動中學(xué)習(xí)一個符號, 如一個新詞或手勢)將與其他領(lǐng)域的技能發(fā)展相結(jié)合(例如, 使用該詞或手勢來維持與另一個人的交往), 以促進(jìn)泛化。(2)教學(xué)背景強(qiáng)調(diào)在自然環(huán)境中自然發(fā)生的社會活動的背景下實施干預(yù)。學(xué)習(xí)環(huán)境的特定特征, 包括活動、材料、成人與兒童互動的質(zhì)量和情感價值, 有助于優(yōu)化學(xué)習(xí)和泛化新發(fā)展的技能。(3)教學(xué)策略采用促進(jìn)發(fā)展的各種策略, 即結(jié)合發(fā)展策略和行為技術(shù), 諸如示范、塑造、鏈接、提示等行為策略, 系統(tǒng)地擴(kuò)展兒童的溝通、社交和游戲技能, 以及與年齡相當(dāng)?shù)恼J(rèn)知、運動和適應(yīng)能力。

NDBI 體系中的干預(yù)方法擁有共同的特征,包括：在前提?行為?結(jié)果過程中進(jìn)行教學(xué)、以發(fā)展科學(xué)為基礎(chǔ)制定個性化教學(xué)目標(biāo)、有明確規(guī)定干預(yù)程序的干預(yù)手冊、有教學(xué)準(zhǔn)確度評定系統(tǒng)、在教學(xué)過程中持續(xù)測量進(jìn)展、兒童啟動教學(xué)事件、設(shè)置教學(xué)環(huán)境、自然強(qiáng)化、模仿孩子、平衡輪流(共享控制)、提示和示范(Schreibman et al., 2015)。Frost 及其同事(2020)確定了自然發(fā)展行為干預(yù)的8 個共同要素：(1)面對面, 與孩子平起平坐; (2)跟隨孩子的引導(dǎo); (3)使用正向情感; (4)示范和擴(kuò)展語言; (5)對孩子的溝通線索敏感并適當(dāng)?shù)刈龀龌貞?yīng); (6)創(chuàng)造溝通交流的機(jī)會; (7)直接教學(xué)事件的頻率(這些教學(xué)事件包括：成人使用提示序列來支持兒童獲得新的或正在出現(xiàn)的技能); (8)直接教學(xué)事件的質(zhì)量(明確的指導(dǎo)、符合發(fā)展的教學(xué)目標(biāo)、強(qiáng)化合理嘗試以及使用自然強(qiáng)化)。

近年來, 自然發(fā)展行為干預(yù)在國際范圍內(nèi)受到廣泛關(guān)注。在美國, 孤獨癥譜系障礙國家專業(yè)發(fā)展中心已經(jīng)確定將NDBI (包括關(guān)鍵反應(yīng)訓(xùn)練和自然主義教學(xué)策略)作為ASD 兒童的循證實踐。美國兒科學(xué)會也建議對患有 ASD 的兒童使用NDBI。在歐洲, NDBI 已被公認(rèn)為ASD 兒童干預(yù)的一種有前途的方法。例如, 在法國, 衛(wèi)生高級管理 局(Haute Autorité de Santé, HAS)建 議 使 用NDBI, 如早期介入丹佛模式, 作為ASD 兒童的有效干預(yù)方法。在英國, 國家衛(wèi)生與臨床優(yōu)化研究所(National Institute for Health and Care Excellence,NICE)將NDBI (包括早期丹佛介入模式、關(guān)鍵反應(yīng)訓(xùn)練等)作為有證據(jù)支持的干預(yù)方法。隨著NDBI 在全球范圍內(nèi)得到越來越多的認(rèn)可, 其實證研究基礎(chǔ)在持續(xù)擴(kuò)大。大量的研究和實踐已經(jīng)逐漸積累了支持NDBI 有效性的證據(jù), 并進(jìn)一步探索NDBI 在不同人群和環(huán)境中的適用性和效果。這種不斷豐富和深化的研究基礎(chǔ), 也為其在實踐中的更廣泛應(yīng)用提供了依據(jù)。

3 自然發(fā)展行為干預(yù)的主要方法

依據(jù)上述核心要素和共同特征, 多種具體的干預(yù)方法被納入自然發(fā)展行為干預(yù)體系, 并且數(shù)量還在持續(xù)增加(Schreibman et al., 2020;Schreibman et al., 2015; Vivanti & Zhong, 2020)。這些方法擁有自然發(fā)展行為干預(yù)的共同特征, 同時又各具特點。既有側(cè)重于某一領(lǐng)域發(fā)展, 如語言、社交的集中專項干預(yù)方法, 又有側(cè)重整體發(fā)展的綜合性干預(yù)方法; 既有由專業(yè)治療師和父母共同實施的干預(yù)方法, 又有完全由父母實施的干預(yù)方法。其中, 最具有代表性, 擁有較廣泛實踐和多項實證研究的干預(yù)方法如下：

3.1 共同關(guān)注、象征性游戲、參與和調(diào)節(jié)

共同關(guān)注、象征性游戲、參與和調(diào)節(jié)(Joint Attention, Symbolic Play, Engagement and Regulation,JASPER)由加州大學(xué)洛杉磯分校的Kasari 博士等人開發(fā), 適用于孤獨癥嬰幼兒和較年長的低語言能力孤獨癥兒童(Kasari et al., 2006)。JASPER 的核心目標(biāo)領(lǐng)域是兒童的社會溝通, 尤其側(cè)重于非言語溝通領(lǐng)域。其核心教學(xué)環(huán)節(jié)是4 個相互關(guān)聯(lián)的目標(biāo)技能, 即共同關(guān)注、象征性游戲、參與(指兒童在社交活動的投入程度)和調(diào)節(jié)(包括自我調(diào)節(jié)和情緒調(diào)節(jié))。通過提升目標(biāo)技能以促進(jìn)社交行為的發(fā)展(Kasari et al., 2015)。

JASPER 強(qiáng)調(diào)基于自然主義和發(fā)展框架, 通過將一系列自然發(fā)展行為策略整合到游戲活動中來實現(xiàn)目標(biāo)技能。這些教學(xué)策略包括：(1)環(huán)境安排; (2)跟隨兒童引導(dǎo), 響應(yīng)兒童的交流請求; (3)模仿和示范; (4)擴(kuò)展兒童的共同關(guān)注、請求和游戲行為; (5)溝通策略：成人調(diào)整語言和游戲行為, 以適應(yīng)孩子的能力; (6)使用提示程序(從最少到最多)來誘發(fā)共同關(guān)注、語言和參與游戲(Kasari et al.,2015)。干預(yù)者通過靈活使用上述策略以實現(xiàn)兒童4 個目標(biāo)技能的提升。JASPER 的干預(yù)步驟見圖1。

圖1 JASPER 干預(yù)示意圖

多項隨機(jī)對照試驗支持JASPER 在改善孤獨癥兒童的共同關(guān)注、參與、游戲和語言方面的有效性。例如, 在一項早期的隨機(jī)對照試驗中, Kasari等人(2006)將58 位3～4 歲的孤獨癥兒童, 隨機(jī)分為共同注意組(20 人), 象征性游戲組(21 人)和控制組(17 人)。每位兒童接受專業(yè)治療師每天30 分鐘,平均5～6 周的干預(yù)訓(xùn)練。干預(yù)前后均采用早期社交溝通量表(Early Social-Communication Scales,ESCS) 、結(jié)構(gòu)化游戲評估(Structured Play Assessment, SPA)以及15 分鐘的照顧者?兒童互動錄像(Caregiver-Child Interaction)對兒童進(jìn)行評估。研究結(jié)果表明, 與控制組兒童相比, 共同注意組兒童和象征性游戲組兒童的共同注意有顯著提高, 共同注意組兒童比對照組兒童進(jìn)行了更多兒童發(fā)起的聯(lián)合參與, 并且象征性游戲組兒童表現(xiàn)出更多樣化的游戲類型和更高水平的游戲技能。此外, 在干預(yù)結(jié)束后1 年(Kasari et al., 2008)和5年(Kasari et al., 2012)的縱向追蹤研究中進(jìn)一步發(fā)現(xiàn), 參加共同注意和象征性游戲干預(yù)后, 大多數(shù)兒童的技能得以保持, 同時, 在言語溝通領(lǐng)域,兒童的表達(dá)性語言能力也得到持續(xù)提高。這項研究被復(fù)制到由不同實施者提供的治療中且產(chǎn)生了相同的收益(Kaale et al., 2014; Kasari et al., 2010)。

JASPER 可由在自然環(huán)境中經(jīng)常與孩子互動的個人實施干預(yù), 例如父母和教師。Kasari,Lawton 等人(2014)對比了由家長(接受過集體培訓(xùn)或1 對1 指導(dǎo)培訓(xùn))實施的JASPER 干預(yù)對學(xué)齡前孤獨癥兒童的影響。結(jié)果表明, 參與干預(yù)的孤獨癥兒童的聯(lián)合參與、主動性共同關(guān)注和象征性游戲均得到提高, 且1 對1 家長指導(dǎo)的干預(yù)效果優(yōu)于集體家長培訓(xùn)。在與其他家長干預(yù)方法的對比, 例如家長心理教育干預(yù)(Psychoeducational intervention, PEI)的對比研究中, JASPER 也顯示出了明顯的優(yōu)勢(Kasari et al., 2015)。Chang 等(2016)和Gulsrud 等(2019)分別考察了JASPER 在公立幼兒園和城市低收入社區(qū)托兒中心的實施效果, 這兩項在社區(qū)環(huán)境由普通教師實施的干預(yù)研究, 均報告了接受JASPER 干預(yù)后, 孤獨兒童共同關(guān)注、游戲技能和語言能力的顯著提高。Tiede和Walton (2019)在其對29 項NDBIs 組設(shè)計研究進(jìn)行的元分析中, 納入了13 項JASPER 實證研究,其中有11 項研究報告了JASPER 對孤獨癥兒童社會參與的影響, 其中8 項研究的效應(yīng)量為“中到大” (g= 0.41～1.62); 7 項研究報告了對游戲技能的影響, 其中5 項研究的效應(yīng)量為“小到中等” (g=0.22～0.84); 10 項研究報告了共同注意的結(jié)果, 其中8 項研究有“小到中等”的效應(yīng)量(g= 0.06～0.63)。

JASPER 作為一種有針對性的自然發(fā)展行為干預(yù)方法, 主要關(guān)注孤獨癥兒童的核心社會溝通缺陷。JASPER 對其目標(biāo)技能共同關(guān)注、參與和游戲技能等有顯著的干預(yù)效果, 并且能夠帶來孤獨癥兒童語言能力的改善。但是, 有關(guān)JASPER對調(diào)節(jié)能力的干預(yù)效果研究較少。此外, JASPER針對社會溝通領(lǐng)域, 其是否能對其他領(lǐng)域如認(rèn)知、適應(yīng)性行為產(chǎn)生更廣泛的積極結(jié)果尚需更多研究。

JASPER 方法主要強(qiáng)調(diào)策略和目標(biāo)技能, 而不包含具體的目標(biāo)活動清單, 這使得它在實踐中具有較高的靈活性。然而, JASPER 所關(guān)注的目標(biāo)技能如共同關(guān)注等并不直觀, 這也意味著實施者需要具備較高的專業(yè)度和敏感度, 以便準(zhǔn)確動態(tài)評估孩子的發(fā)展水平、設(shè)計合適的干預(yù)活動, 并在實施過程中進(jìn)行實時調(diào)整。因此在實踐中,JASPER 干預(yù)由專業(yè)人員實施較為常見。JASPER的臨床研究和實踐較多, 但主要在美國開展。此外, JASPER 要求希望使用JASPER 的專業(yè)治療師在提供JASPER 干預(yù)前必須獲得加州大學(xué)洛杉磯分校的JASPER 培訓(xùn)認(rèn)證。

3.2 強(qiáng)化式情境教學(xué)

強(qiáng)化式情境教學(xué)(Enhanced Milieu Teaching,EMT)是一種自然的、以兒童為導(dǎo)向的早期語言干預(yù)方法。EMT 主要針對有語言障礙的兒童, 也被廣泛應(yīng)用于孤獨癥兒童的治療(Kaiser & Hampton,2017), 其核心目標(biāo)領(lǐng)域是兒童語言和言語性溝通領(lǐng)域。這一干預(yù)方法融合了較早的干預(yù)模型響應(yīng)性互動和情境教學(xué)中的核心策略, 利用特定的提示和示范技術(shù)來促進(jìn)兒童的語言發(fā)展, 提高社交溝通技能(Hancock et al., 2016)。EMT 的實施可以分為3 個模塊(如圖2)：(1)環(huán)境安排, 成人建立語言學(xué)習(xí)環(huán)境, 使兒童更有可能參與和交流; (2)響應(yīng)性互動, 通過跟隨兒童的興趣、模仿兒童的動作和語言、輪流和回應(yīng)兒童的交流, 與兒童建立情感聯(lián)系, 提高社交互動的質(zhì)量; (3)情境教學(xué)策略, 成人對語言進(jìn)行示范和擴(kuò)展, 并使用特定的提示程序來強(qiáng)化和塑造言語行為(Kaiser &Hampton, 2017)。情境教學(xué)程序使用的策略包括示范目標(biāo)級別語言、擴(kuò)展、時間延遲(如, 在常規(guī)動作中停頓, 以引發(fā)交流)以及提示程序。

圖2 EMT 干預(yù)示意圖

Kaiser 等人通過一系列實驗證實了EMT 模式由治療師或經(jīng)培訓(xùn)的父母實施, 均能對孤獨癥兒童的語言發(fā)展起到顯著效果(Hampton et al., 2019;Hampton et al., 2021; Quinn et al., 2021; Wright &Kaiser, 2017)。在一項由治療師實施的研究中, 4名3～5 歲的孤獨癥兒童, 接受24 次由治療師實施的EMT 干預(yù)(每周2 次, 每次15 分鐘), 測量工具采用PLS-4 語言能力評估量表、皮博迪圖片詞匯測驗(Peabody Picture Vocabulary Test, PPVT)、表達(dá)性詞匯測驗(Expressive Vocabulary Test, EVT)和麥克阿瑟溝通發(fā)展量表(MacArthur Communication Development Inventory-Words and Sentences, MCDI)的標(biāo)準(zhǔn)化測驗, 結(jié)果顯示, 所有參與實驗兒童的接受性和表達(dá)性語言、平均語句長度、詞匯多樣性以及目標(biāo)詞匯的使用相對基線均得到顯著提高,并且在干預(yù)中獲得的技能在6 個月后的隨訪中得以保持和繼續(xù)發(fā)展(Hancock & Kaiser, 2002)。對父母培訓(xùn)后由父母實施的EMT 顯示出了同樣的積極效果(Kaiser et al., 2000)。而更進(jìn)一步的隨機(jī)對照實驗表明, 與治療師單獨實施干預(yù)相比, 父母與治療師共同實施EMT 能更有效地促進(jìn)兒童口語的發(fā)展, 且能更好地推廣到家庭環(huán)境中(Kaiser& Roberts, 2013)。

EMT 作為針對兒童語言發(fā)展的自然發(fā)展行為干預(yù)模式, 能夠有效促進(jìn)孤獨癥兒童的語言和言語溝通發(fā)展。由于EMT 很大程度上融合了情境教學(xué)技術(shù), 且開發(fā)者非常重視父母培訓(xùn), 較為適合由父母家人隨時結(jié)合環(huán)境教學(xué)。此外, 側(cè)重語言發(fā)展的EMT 與側(cè)重非言語溝通領(lǐng)域的JASPER結(jié)合, 可以對兒童社會溝通領(lǐng)域整體產(chǎn)生較好的干預(yù)效果(Hampton et al., 2021)。

然而, 值得注意的是, EMT 要求兒童具備仿說能力, 適合平均句子長度在1.0～3.5 之間的兒童。一定程度的仿說能力是前提條件, 是因為EMT 的核心模塊情境教學(xué)技術(shù)依賴于成人示范和兒童模仿(事實上所有的教學(xué)均需要示范和模仿, 但孤獨癥兒童仿說形成較為復(fù)雜, 對于部分兒童可能難以單純通過情境教學(xué)策略啟動)。因此,對于語前期孤獨癥兒童EMT 不能完全替代專業(yè)的言語治療。

3.3 社交溝通?情緒調(diào)節(jié)?交往支持模式

社交溝通?情緒調(diào)節(jié)?交往支持模式(Social Communication, Emotional Regulation, and Transactional Support, SCERTS)模式是Prizant 和Wetherby 研究小組于2003 年在美國開發(fā)的一項針對孤獨癥兒童核心障礙的綜合性干預(yù)方法(Prizant et al.,2003)。SCERTS 是一種提供支持的模型, 而不是一種特定的治療技術(shù), 旨在通過在自然環(huán)境中提供策略性支持來增強(qiáng)兒童在社會溝通和情緒調(diào)節(jié)方面的核心能力(Prizant et al., 2003, 2006)。SCERTS 的目標(biāo)領(lǐng)域包括：社交溝通(共同關(guān)注、符號運用), 情緒調(diào)節(jié)(自我調(diào)節(jié)、相互調(diào)節(jié)、從失調(diào)狀態(tài)中恢復(fù)), 和事務(wù)性支持(人際支持、學(xué)習(xí)支持、家庭支持, 專業(yè)人員間的支持) (Prizant et al.,2003)。

在一項由Morgan 等人(2018)在美國進(jìn)行的集群隨機(jī)對照試驗中, 研究人員對197 名平均年齡為6.76 歲的孤獨癥學(xué)生進(jìn)行了觀察, 這些學(xué)生分布在66 所學(xué)校的129 個教室中。實驗組接受了SCERTS 干預(yù)(CSI), 而對照組維持了常規(guī)教學(xué)方式。在此研究中, 研究人員利用了多種評估工具,包括課堂積極參與度評估(CMAE)、皮博迪圖片詞匯測試第4 版(PPVT-4)、表達(dá)性單詞詞匯圖片測試第4 版(EOWVPT-4)、文蘭適應(yīng)行為量表第二版(VABS-II)、社交反應(yīng)量表(SRS)、社會技能評估系統(tǒng)(SSRS)以及學(xué)齡兒童執(zhí)行功能行為評定量表(BRIEF), 以對學(xué)生的課堂積極參與、詞匯能力、適應(yīng)行為、社交技能以及執(zhí)行功能進(jìn)行評估。研究的結(jié)果表明, 相較于對照組, 實驗組在課堂積極參與的社會互動方面表現(xiàn)得更為出色。此外,實驗組在適應(yīng)性溝通、社交技能以及執(zhí)行功能上也取得了改進(jìn), 其Cohen'sd效應(yīng)大小在0.31 至0.45 之間。

最近Yi 等人(2022)發(fā)表的對SCERTS 有效性的系統(tǒng)綜述, 總結(jié)了2014 年至2021 年間5 項SCERTS 對孤獨癥兒童有效性的實證研究, 所有的5 項研究都報告了SCERTS 對社會交往的積極結(jié)果, 進(jìn)一步證實了SCERTS 對社會交往的有效性。但值得注意的是, 有兩項研究未報告SCERTS對情緒調(diào)節(jié)和減少重復(fù)刻板行為的積極結(jié)果。SCERTS 作為一項綜合性自然發(fā)展行為干預(yù)模式,雖然在社會交往領(lǐng)域?qū)陋毎Y兒童有積極的影響,然而由于情緒調(diào)節(jié)是SCERTS 的核心目標(biāo)之一,SCERTS 對情緒調(diào)節(jié)的作用效果需要進(jìn)一步研究探明。

2006 年以來, SCERTS 模式已經(jīng)在多個國家開展了應(yīng)用, 例如英國、新西蘭和日本。SCERTS應(yīng)用手冊已經(jīng)被翻譯成日語、韓語和西班牙語等多種語言。此外, 我國香港地區(qū)也進(jìn)行了SCERTS模式的本土化實踐(Yu & Zhu, 2018)。不過,SCERTS 的培訓(xùn)資源有限, 目前, 只有SCERTS 的創(chuàng)始合作者(Barry、Emily 和Amy L )是被授權(quán)提供正式SCERTS 培訓(xùn)的個人。可以看出, SCERTS的應(yīng)用和實證研究尚較少, 部分原因可能在于SCERTS 強(qiáng)調(diào)跨環(huán)境的支持, 實施難度較高。

3.4 關(guān)鍵反應(yīng)訓(xùn)練

關(guān)鍵反應(yīng)訓(xùn)練(pivotal response training, PRT)由Koegel 等人(1987)于20 世紀(jì)80 年代開發(fā), 是一套以應(yīng)用行為分析為基礎(chǔ), 同時結(jié)合了發(fā)展理念的綜合性干預(yù)方法。適用于不同年齡的孤獨癥兒童。

PRT 的核心目標(biāo)是4 個“關(guān)鍵領(lǐng)域”：動機(jī)、對多重線索的反應(yīng)、主動發(fā)起和自我管理。PRT旨在通過4 種“關(guān)鍵領(lǐng)域”的改善, 促進(jìn)孤獨癥兒童社交技能, 語言溝通, 行為乃至學(xué)業(yè)的整體發(fā)展。最終目標(biāo)是使他們能夠在包容性環(huán)境中獨立參與豐富和有意義的生活(Koegel, Ashbaugh, &Koegel, 2016)。PRT 認(rèn)為這4 種“關(guān)鍵領(lǐng)域”是孤獨癥兒童在其他領(lǐng)域取得廣泛改善和能力泛化的基礎(chǔ)技能。而其中動機(jī)被認(rèn)為是改善孤獨癥兒童核心缺陷和讓兒童參與有意義學(xué)習(xí)最重要的能力。PRT 對動機(jī)的干預(yù)策略包括：(1)跟隨兒童引導(dǎo);(2)強(qiáng)化嘗試; (3)穿插維持性和習(xí)得性任務(wù); (4)任務(wù)變換; (5)自然強(qiáng)化(Koegel & Koegel, 2012)。PRT 的教學(xué)步驟見表1。

表1 PRT 四個“關(guān)鍵領(lǐng)域”的教學(xué)步驟

通過實施PRT 可以有效提高孤獨癥兒童語言溝通、社交互動和游戲技能。一系列單案例與分組對照研究表明PRT 模式不僅可使孤獨癥兒童學(xué)會主動提問(Popovic et al., 2020), 增加話語數(shù)量和長度(Mohammadzaheri et al., 2022; Voos et al.,2012), 發(fā)展自發(fā)性語言(Schwartzman et al., 2021),增加詞匯多樣性和功能性交流語言(Hardan et al.,2015), 還能促進(jìn)孤獨癥兒童的同伴互動(Boudreau et al., 2015)和社會參與(Boudreau et al., 2021), 緩解孤獨癥兒童的焦慮情緒, 減少他們的問題行為(Lei et al., 2017)。綜合應(yīng)用具體的PRT 動機(jī)策略,還可以提升學(xué)齡孤獨癥兒童的學(xué)業(yè)動機(jī), 從而改善孤獨癥個體的學(xué)業(yè)表現(xiàn)、參與度以及對學(xué)習(xí)的熱情(Koegel et al., 2010; Mancil & Pearl, 2008)。此外, 調(diào)整后的PRT 模式擴(kuò)大了其適用年齡群體,包括年齡更小的孤獨癥高危嬰兒(Steiner et al.,2013)以及年齡較大的青少年和成人(Koegel,Ashbaugh, Navab, & Koegel, 2016)。

PRT 主張在自然生活情境中進(jìn)行干預(yù), 孤獨癥兒童的密切接觸者均可以參與到干預(yù)中。它強(qiáng)調(diào)父母要在孤獨癥兒童的干預(yù)中起到主要執(zhí)行者的作用, 并發(fā)展了多種不同的家長教育模式, 包括個別化模式、小組模型以及自我學(xué)習(xí)項目(Nefdt et al., 2010)。這些模式對改善孤獨癥兒童和家長的結(jié)果顯示了積極影響。例如, Bradshaw 等人(2017)評估了個別化家長教育項目對孤獨癥幼兒的影響, 該研究對15～21 個月大孤獨癥幼兒的父母進(jìn)行為期12 周, 每周1 小時的PRT 培訓(xùn), 指導(dǎo)家長在家中對兒童實施PRT。結(jié)果顯示, 由父母執(zhí)行PRT 能夠有效提高孤獨癥幼兒的表達(dá)性溝通能力, 減輕孤獨癥癥狀, 并降低父母的育兒壓力。PRT 還通過對孤獨癥兒童的同伴進(jìn)行訓(xùn)練, 為他們提供一個有效的榜樣和包容性的互動環(huán)境, 取得了理想的干預(yù)效果, 例如, Boudreau 等學(xué)者(2021)的研究表明, 以同伴為訓(xùn)練者, 通過對同伴進(jìn)行簡短的培訓(xùn), 再由同伴為孤獨癥兒童提供PRT 訓(xùn)練, 孤獨癥兒童的社會參與行為明顯提升。Bryson 等學(xué)者(2007)通過培訓(xùn)PRT 干預(yù)團(tuán)隊的方式, 將PRT 推廣到社區(qū), 結(jié)果顯示參與社區(qū)干預(yù)的兒童功能性語言提升明顯。在學(xué)校背景中, 通過培訓(xùn)教學(xué)輔助教師(paraprofessionals)實施PRT后, 有效促進(jìn)了學(xué)齡孤獨癥兒童的社會互動能力(Koegel et al., 2014)。但是, 最近Uljarevi? 等人(2022)對10 項PRT 隨機(jī)對照實驗的元分析報告了更為復(fù)雜的結(jié)果：盡管在言語性溝通領(lǐng)域, 大部分的PRT 研究顯示了中到大的效應(yīng)量。但在其他領(lǐng)域包括社交技能、認(rèn)知能力和適應(yīng)功能, PRT 并未展示出顯著效果。

PRT 是一項較為成熟的自然發(fā)展行為干預(yù)模式, 其通過4 項關(guān)鍵能力推動整體發(fā)展的策略和環(huán)節(jié)簡單清晰, 實施也較為方便。父母和同伴都可以通過培訓(xùn)甚至視頻自學(xué)掌握PRT 的基本技巧。并且, PRT 的學(xué)習(xí)資源容易獲得, 如美國孤獨癥譜系障礙國家專業(yè)發(fā)展中心已經(jīng)將PRT 的實施步驟公開發(fā)布, 因此在實踐中使用PRT 較少受到版權(quán)障礙的影響。這些優(yōu)點使PRT 得到了較廣泛的應(yīng)用。此外, PRT 可以適用于青少年乃至成人,具有年齡適應(yīng)范圍廣的顯著優(yōu)點。

然而, 當(dāng)前關(guān)于PRT 的干預(yù)研究多集中于社會交往與言語溝通領(lǐng)域, 對于影響孤獨癥兒童長期結(jié)果的其他領(lǐng)域, 例如, 適應(yīng)性功能、認(rèn)知和孤獨癥嚴(yán)重程度的實證研究較少, 這些領(lǐng)域的證據(jù)仍然有限。此外, 作為一項綜合性干預(yù)方法, PRT相對于內(nèi)容更加全面和結(jié)構(gòu)化的干預(yù)方法如早期介入丹佛模式, 在全面性和系統(tǒng)性上有所差異。

3.5 早期介入丹佛模式

早期介入丹佛模式(The Early Start Denver Mode, ESDM)由加州大學(xué)戴維斯分校Rogers 教授和Dawson 教授于2008 年共同開發(fā), 是一種針對12～60 個月孤獨癥兒童的綜合性干預(yù)方法(Rogers& Dawson, 2009)。ESDM 被認(rèn)為是最具代表性的綜合性自然發(fā)展行為干預(yù)模式(Minjarez et al.,2020)。它旨在改善孤獨癥兒童的核心缺陷, 加快兒童在所有領(lǐng)域的發(fā)展速度, 包括語言、游戲、社會交往、注意力, 模仿, 運動、生活自理和行為,重點在認(rèn)知、社交?情感和語言領(lǐng)域(Rogers &Dawson, 2010; 徐秀, 2015)。

ESDM 基于發(fā)展理論和行為原則, 從多個干預(yù)模型中提取策略和框架, 其核心教學(xué)策略綜合了應(yīng)用行為分析、關(guān)鍵反應(yīng)訓(xùn)練和最初的丹佛模式(Rogers & Dawson, 2010)。在教學(xué)過程中它綜合應(yīng)用行為分析來教授新技能, 采用關(guān)鍵反應(yīng)訓(xùn)練策略, 比如強(qiáng)化嘗試、任務(wù)穿插、使用自然強(qiáng)化、跟隨兒童的引導(dǎo)以及共享控制, 來提高兒童動機(jī),并結(jié)合丹佛模式發(fā)展的教學(xué)技巧, 發(fā)展與孩子的積極關(guān)系, 并增加社會互動的獎勵價值(Rogers &Dawson, 2010)。這些技巧包括：(1)使用積極情感,(2)模仿孩子的動作和語言, (3)強(qiáng)調(diào)與人玩耍的樂趣, (4)雙向互動和共享控制。

Dawson 等人(2010)開展了第一個ESDM 的隨機(jī)對照實驗, 在其研究中48 名年齡在18～30 個月的ASD 幼兒被隨機(jī)分為ESDM 干預(yù)組和常規(guī)治療組, ESDM 組接受治療師實施的為期2 年, 每周平均20 小時, 1 對1 模式的高強(qiáng)度干預(yù)。常規(guī)治療組接受以社區(qū)為基礎(chǔ)的標(biāo)準(zhǔn)化治療。在干預(yù)前后使用馬倫早期學(xué)習(xí)量表(Mullen Scales of Early Learning, MSEL)、文蘭適應(yīng)行為量表(Vineland Adaptive Behavior Scales, VABS)、重復(fù)性行為量表(Repetitive Behavior Scale, RBS)和孤獨癥診斷觀察量表(Autism Diagnostic Observation Schedule,ADOS)對兒童進(jìn)行評估。結(jié)果表明, 與常規(guī)治療相比, ESDM 干預(yù)顯著改善了兒童的認(rèn)知、語言和適應(yīng)行為, 且孤獨癥幼兒的癥狀也有所減輕, 并且與社區(qū)治療組兒童不同, ESDM 干預(yù)后兒童社會行為的改善與大腦活動的正?；Ｊ接嘘P(guān)(Dawson et al., 2012)。此外, 對治療后2 年的同一組兒童進(jìn)行隨訪研究的數(shù)據(jù)表明, ESDM 干預(yù)組不僅在多個功能領(lǐng)域保持了最初的治療成果, 而且在孤獨癥嚴(yán)重程度上也有了明顯更大的改善(Estes et al., 2015)。并且在與早期強(qiáng)化行為干預(yù)的對比研究中發(fā)現(xiàn), ESDM 在提高兒童智力發(fā)育方面表現(xiàn)出更好的效果(Shi et al., 2021)。新近的一項元分析表明, ESDM 干預(yù)對孤獨癥兒童的認(rèn)知能力(g= 0.28)、孤獨癥癥狀(g= 0.27)和語言(g=0.29)均產(chǎn)生了中等程度的顯著改善效果(Wang et al., 2022)。

此外, 在教室、社區(qū)和家庭開展ESDM 治療的證據(jù)一致表明在不同場景下實施ESDM 的可行性以及改善孤獨癥早期癥狀的有效性。例如,Vivanti, Paynter 等人(2014)調(diào)查了在托兒中心基于群體的ESDM 的可行性, 該干預(yù)由ESDM 認(rèn)證的學(xué)前工作人員提供。Holzinger 等人(2019)研究了低強(qiáng)度ESDM 在兒童的家庭環(huán)境中實施的可行性。最后, Abouzeid 等人(2020)調(diào)查了低強(qiáng)度父母實施的早期介入丹佛模式(Parent - Early Start Denver Model, P-ESDM)在社區(qū)中心進(jìn)行的可行性, 所有3 項研究的結(jié)果都證實了ESDM 干預(yù)的可行性和可接受性, 還發(fā)現(xiàn)了對父母(Abouzeid et al., 2020)或兒童結(jié)果的改善(Holtzinger et al.,2019; Vivanti, Paynter et al., 2014)。最近Jhuo 和Chu (2022)對2012 年至2022 年間發(fā)表的13 項P-ESDM 的實證研究進(jìn)行系統(tǒng)綜述表明, 父母實施的早期介入丹佛模式能改善孤獨癥兒童的認(rèn)知、語言、模仿、注意力和社會參與, 提高父母的養(yǎng)育技巧和親子互動水平, 降低其育兒壓力。然而短期、低強(qiáng)度P-ESDM 干預(yù)報告了與長期、高強(qiáng)度干預(yù)不一致的結(jié)果, 兩項隨機(jī)對照實驗指出短期、低強(qiáng)度P-ESDM 干預(yù)未顯示出對孤獨癥兒童的顯著干預(yù)效果(Rogers et al., 2019; Vismara et al., 2018)。這一定程度上是因為ESDM 對受訓(xùn)者的理解水平和操作能力要求較高, 由于培訓(xùn)時間短, 父母對ESDM 理論知識的掌握和策略運用不夠成熟、經(jīng)驗的積累少(高迪 等, 2020)。

ESDM 作為一項綜合性的自然發(fā)展行為干預(yù)模式, 強(qiáng)調(diào)兒童早期的所有發(fā)展技能, 該模式使用了自然發(fā)展行為干預(yù)的所有核心教學(xué)策略, 有一套全面、詳細(xì)、操作性強(qiáng)的教學(xué)系統(tǒng)以及教學(xué)準(zhǔn)確度評估和持續(xù)數(shù)據(jù)收集方法, 有利于教學(xué)在不同環(huán)境的高質(zhì)量實施。ESDM 有利于促進(jìn)孤獨癥兒童的整體發(fā)展和核心癥狀的改善, 尤其對認(rèn)知、語言、模仿和社會參與的提高有顯著效果, 并且還能對兒童的大腦發(fā)育產(chǎn)生積極影響。然而,ESDM 對干預(yù)實施者的理解水平和操作能力要求相對較高, 僅通過短期低強(qiáng)度的培訓(xùn), 父母可能難以掌握ESDM 理論知識, 從而影響干預(yù)效果,未來研究應(yīng)加強(qiáng)基于ESDM 父母培訓(xùn)的有效性和規(guī)范性評估。并且, 需要注意的是ESDM 課程僅適用于12～60 個月齡的孤獨癥兒童, 對實際年齡大于60 個月, 即使他們的發(fā)展年齡在12～60 個月之間ESDM 也并不適用(徐秀, 2015)。

目前, ESDM 已經(jīng)在許多國家得到了推廣和應(yīng)用, ESDM 干預(yù)手冊被翻譯成德語、日語、法語、漢語等多種語言。然而ESDM 的教學(xué)和評估體系相對復(fù)雜, 對于希望掌握專業(yè)ESDM 干預(yù)技術(shù)的人士, 可以通過加州大學(xué)戴維斯分校MIND 研究所提供的ESDM 培訓(xùn)計劃來接受培訓(xùn)并獲得認(rèn)證。

3.6 教導(dǎo)父母成為社交教練

教導(dǎo)父母成為社交教練(Project ImPACT, PIT)是一項循證的家長培訓(xùn)課程, 由Ingersoll 等人于2009 年開發(fā), 適用于18 個月至6 歲之間患有孤獨癥和社交障礙的兒童。PIT 的目標(biāo)領(lǐng)域是社會溝通, 旨在教授父母實施干預(yù)從而促進(jìn)兒童的語言、社交和游戲技能的發(fā)展(Ingersoll & Dvortcsak,2019)。PIT 將多項自然主義的互動教學(xué)技術(shù)和直接教學(xué)技術(shù)組織成一個三層金字塔結(jié)構(gòu), 分層教授給家長(Ingersoll & Dvortcsak, 2019)。金字塔底部的基礎(chǔ)層是4 種互動教學(xué)技術(shù), 即跟隨兒童引導(dǎo)、模仿兒童、成人充滿活力、示范和擴(kuò)展語言,是治療的基礎(chǔ), 有助于提高孩子的動機(jī)和參與以及成人的反應(yīng)能力(Stahmer, Rieth et al., 2020)。在家長熟練掌握這些技能后, 引入中間層的互動教學(xué)技巧, 包括有趣的障礙物、平衡輪流和誘發(fā)溝通, 以促進(jìn)自發(fā)的交流。最后, 金字塔的頂層是直接教學(xué)技巧, 包括使用提示和強(qiáng)化來實現(xiàn)更高級的社會溝通目標(biāo)。

由于PIT 通過父母實施, 最終效果受到從臨床醫(yī)生(培訓(xùn)者)到父母(干預(yù)者)到兒童等數(shù)種因素的影響。Pellecchia 等人(2020)設(shè)計了一套較全面評估PIT 的研究方法, 包括3 個研究目標(biāo)：臨床醫(yī)生對PIT 的忠誠度、父母對PIT 的使用和影響、PIT 對兒童社會溝通技能的改善。已發(fā)表的研究主要集中在后兩者, Stadnick 等人(2015)開展包括30 名18 個月至8 歲孤獨癥兒童及其父母的多基線隨機(jī)對照實驗, 16 名分入干預(yù)組, 14 名分入對照組。在接受為期12 周的PIT 干預(yù)后, 干預(yù)組兒童社交和溝通技能改善顯著高于對照組。此外, 研究還發(fā)現(xiàn), 干預(yù)組兒童社交和溝通技能改善與父母干預(yù)依從性呈顯著正相關(guān), 而與基線期父母的壓力水平呈負(fù)相關(guān), 這可能意味著父母的高壓力水平對實施PIT 不利。

父母實施PIT 策略能夠改善父母和兒童的互動方式, 創(chuàng)造有利于孤獨癥兒童學(xué)習(xí)與發(fā)展的家庭環(huán)境。這對典型ASD 之外的孤獨癥高風(fēng)險兒童有重要意義。Stahmer, Rieth 等人(2020)對25 名有孤獨癥高危癥狀的30 月以下兒童開展12 周PIT隨機(jī)對照研究同樣觀察到干預(yù)組兒童語言和社會溝通進(jìn)步更大, 但差異在統(tǒng)計上不顯著。原因之一可能是這次實驗的幼兒年齡偏小, 平均僅22.67個月, 且很多并未被確診為孤獨癥。Stahmer,Rieth 等人的一個重要發(fā)現(xiàn)是PIT 干預(yù)長期的改變了父母與兒童的互動方式, 這種改變可能有利于建立更適合孤獨癥兒童學(xué)習(xí)的長期環(huán)境。長期的隨訪研究指出早期接受PIT 干預(yù)的孤獨癥幼兒,在學(xué)齡期孤獨癥癥狀得到持續(xù)降低(Pickles et al.,2016)。

進(jìn)一步的研究揭示了PIT 長期效果的可能形成機(jī)制, 即父母實施PIT 的有效性不僅來源于對孤獨癥兒童直接的技能教授, 還在于父母通過實施PIT 策略可能通過促進(jìn)兒童某些關(guān)鍵能力的發(fā)展, 從而帶來兒童更長期語言和社交溝通的改善。Yoder 等學(xué)者(2021)進(jìn)行了一項隨機(jī)對照實驗,研究父母實施Project Impact 對孤獨癥高風(fēng)險兒童(High-Risk Siblings)各項社交溝通能力的影響。研究采用縱向研究, 在4 個時間點對高風(fēng)險兒童各項能力的變化進(jìn)行追蹤。研究發(fā)現(xiàn), 父母實施ImPACT 策略的頻率對兒童各項社交技能包括有意識溝通、表達(dá)性詞匯水平、動作模仿和物品游戲并沒有顯著直接影響。然而, 通過序列中介模型的分析揭示了顯著的間接效應(yīng), 即父母使用ImPACT 策略可以通過增強(qiáng)兒童近端的動作模仿對遠(yuǎn)端的社交溝通和語言表達(dá)能力產(chǎn)生顯著的正向間接效應(yīng), 并通過增強(qiáng)兒童近端的有意識溝通對遠(yuǎn)端的社交溝通能力產(chǎn)生顯著的正向間接效應(yīng)。

PIT 作為家長干預(yù)的代表性自然發(fā)展行為干預(yù)模式, 針對兒童的核心技能缺陷, 有效促進(jìn)了孤獨癥兒童的社會參與、語言和游戲技能的發(fā)展,并且顯示出對孤獨癥兒童長期發(fā)展結(jié)果的積極影響。PIT 作為有良好實證支持的家長干預(yù)模式, 具有顯著的社會意義。它改善了父母與兒童的互動方式, 提高了父母的育兒技巧, 有利于建立更適合孤獨癥兒童長期生活學(xué)習(xí)的家庭環(huán)境, 并且,PIT 有助于降低孤獨癥家庭的經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)。然而在實施過程中需要注意緩解父母的壓力和焦慮情緒,因為這些因素會影響PIT 的實施效果。目前國內(nèi)尚未有針對Project Impact 的研究, 未來亟需開展Project Impact 的本土化研究和實踐。

4 自然發(fā)展行為干預(yù)的優(yōu)勢

4.1 自然發(fā)展行為干預(yù)的有效性

孤獨癥兒童早期干預(yù)的主要目標(biāo)是：(1)最大限度地減少核心缺陷以及改善同時發(fā)生的相關(guān)障礙; (2) 通過促進(jìn)發(fā)展和獲得適應(yīng)性技能, 提高獨立生活能力; (3)減少不適應(yīng)行為(Kasari, 2015)。上述對不同干預(yù)方法的研究表明了自然發(fā)展行為干預(yù)對這些目標(biāo)領(lǐng)域短期發(fā)展的有效性, 包括社會交往(Brian et al., 2017; Dawson et al., 2010; Kasari et al., 2008; Lawton & Kasari, 2012; Shire et al.,2017)、適應(yīng)性行為(Dawson et al., 2010; Estes et al.,2015; Ingersoll et al., 2017)、認(rèn)知(Kasari et al.,2008; Zhou et al., 2018)、語言(Chang et al., 2016;Dawson et al., 2010; Hardan et al., 2015)和游戲技能等(Chang et al., 2016; Kasari et al., 2008)。同時,這些不同干預(yù)方法的有效性也各具特點和優(yōu)勢,如, JASPER 主要針對孤獨癥兒童在非言語溝通領(lǐng)域的核心缺陷, 能夠提高兒童的共同關(guān)注、象征性游戲和共同參與等能力, 同時也能夠促進(jìn)兒童的語言發(fā)展(Kasari et al., 2015; Waddington et al.,2021)。EMT 則側(cè)重語言領(lǐng)域, 能夠有效提高孤獨癥兒童的語言和言語性溝通能力, 同時推動兒童整體社會溝通領(lǐng)域的發(fā)展(Hancock et al., 2016)。SCERTS 針對孤獨癥兒童在社會溝通和情緒調(diào)節(jié)方面的核心缺陷, 構(gòu)建一套跨環(huán)境的支持系統(tǒng),能夠促進(jìn)孤獨癥兒童社會交往的提升, 尤其是積極參與社會互動(Yi et al., 2022)。PRT 作為綜合性干預(yù)方法, 以4 個“關(guān)鍵領(lǐng)域”為直接目標(biāo), 尤其強(qiáng)調(diào)動機(jī)對孤獨癥兒童整體發(fā)展的作用, 在社會交往與語言溝通領(lǐng)域展示出較好的效果(Mohammadzaheri et al., 2022; Boudreau et al.,2021)。ESDM 則提供了一套全面系統(tǒng)的教學(xué)體系,以促進(jìn)孤獨癥兒童的整體發(fā)展和核心癥狀的改善,尤其對認(rèn)知、語言和社會參與的提升展示出較顯著的效果(Wang et al., 2022)。PIT 的特點是通過向家長培訓(xùn)教學(xué)策略, 由家長實施干預(yù)以改善孤獨癥兒童的社交溝通能力, 同時有助于建立更有利于孤獨癥兒童發(fā)展的家庭環(huán)境。此外PIT 對孤獨癥高風(fēng)險兒童也有積極作用(Yoder et al., 2021)。

自然發(fā)展行為干預(yù)對孤獨癥兒童的長期發(fā)展結(jié)果也表現(xiàn)出了積極影響, 例如, 對早期參與PIT 干預(yù)的121 名孤獨癥兒童, 在治療結(jié)束后6 年的隨訪研究中顯示, 在治療結(jié)束時和隨訪中孤獨癥癥狀均有顯著改善(Pickles et al., 2016)。此外許多研究表明, 與傳統(tǒng)行為干預(yù)方法相比, 自然發(fā)展行為干預(yù)在習(xí)得技能的泛化和證據(jù)基礎(chǔ)方面具有明顯的優(yōu)勢。Crank 等人(2021)的研究表明自然發(fā)展行為干預(yù)具有良好的類化效應(yīng), 能夠?qū)⒘?xí)得的技能泛化到不同的環(huán)境中。在將自然發(fā)展行為干預(yù)與傳統(tǒng)行為方法的對照研究中也發(fā)現(xiàn), 自然發(fā)展行為干預(yù)方法有助于更大程度的維持和泛化習(xí)得的技能, 且更有助于提高兒童的自發(fā)性(LeBlanc et al., 2006; Mohammadzaheri et al.,2014)。Sandbank 等人(2020)對自然發(fā)展行為干預(yù),應(yīng)用行為分析方法、感覺統(tǒng)合療法、結(jié)構(gòu)化教學(xué)、動物輔助療法等非藥物孤獨癥早期干預(yù)模式對于8 歲以下孤獨癥兒童的影響進(jìn)行了全面的元分析,自然發(fā)展行為干預(yù)顯示出對孤獨癥兒童社交溝通、語言、認(rèn)知和游戲技能的顯著積極影響, 以及最佳的總體研究質(zhì)量。

綜上可知, 自然發(fā)展行為干預(yù)對促進(jìn)孤獨癥兒童的整體發(fā)展和改善核心癥狀是切實有效的,且與傳統(tǒng)行為干預(yù)相比更有助于技能的維持和泛化以及更堅實的證據(jù)基礎(chǔ), 另外早期參與自然發(fā)展行為干預(yù)能改善兒童某些領(lǐng)域的中長期發(fā)展結(jié)果。

4.2 自然發(fā)展行為干預(yù)的經(jīng)濟(jì)性

在兒童期接受適當(dāng)?shù)脑缙诟深A(yù)能夠有效改善孤獨癥核心癥狀, 并產(chǎn)生積極的長期效果。然而由于干預(yù)資源的限制, 很多兒童未能接受到及時的治療。調(diào)查顯示, 即使在較早開展孤獨癥干預(yù)的英國, 也只有約33%的患兒能享受到每天不低于1 小時的專業(yè)干預(yù)服務(wù)(McConachie & Robinson,2006)。在我國, 僅有不到1/3 的孤獨癥兒童能接受到及時的診斷和治療, 并且能在3 歲前開始干預(yù)治療的兒童不到1/3, 另有1/5 的兒童直到6 歲才能開始康復(fù)訓(xùn)練(吳亮, 李紅霞, 2018)。供不應(yīng)求的現(xiàn)狀使得孤獨癥兒童的有效干預(yù)治療時間減少, 干預(yù)效果降低, 且很多行為治療干預(yù)周期長,密度大, 一對一治療的干預(yù)費用昂貴。從時間經(jīng)濟(jì)成本角度出發(fā), 孤獨癥兒童的家庭干預(yù)能有效幫助家庭降低時間經(jīng)濟(jì)成本, 有助于孤獨癥兒童的長期康復(fù)。

自然發(fā)展行為干預(yù)強(qiáng)調(diào)在自然的日常生活和積極的游戲互動中實施干預(yù), 這使得自然發(fā)展行為干預(yù)特別適合父母和家庭成員使用。父母參與是自然發(fā)展行為干預(yù)的核心, 大多數(shù)自然發(fā)展行為干預(yù)模型都包括某種形式的父母對孤獨癥核心癥狀的干預(yù)。有些模型父母可以是主要的實施者,包括PIT、PRT 和EMT, 有些模型父母是積極輔助者, 通過培訓(xùn)指導(dǎo)其在日常生活中實施訓(xùn)練,以加強(qiáng)治療師提供的干預(yù), 例如ESDM。自然發(fā)展行為干預(yù)開發(fā)了不同形式的家長培訓(xùn), 例如個別化指導(dǎo)、集體培訓(xùn)以及遠(yuǎn)程在線教育等(Rogers et al., 2022; Vismara et al., 2019)。研究表明家長介導(dǎo)的自然發(fā)展行為干預(yù)提高了兒童與父母的共同關(guān)注、溝通和參與, 對降低孤獨癥癥狀、改善語言和認(rèn)知有積極影響(Estes et al., 2015; Hardan et al., 2015; Kasari et al., 2010)。綜上, 自然發(fā)展行為干預(yù)一方面增加了干預(yù)實踐中父母實施的比重,能夠節(jié)約高密度的專業(yè)干預(yù)所需的昂貴經(jīng)濟(jì)成本,另一方面, 由于父母在與兒童的日?；舆^程中能夠隨時使用合適的自然發(fā)展行為干預(yù)策略, 無形中增加了干預(yù)密度, 因此, 可以為孤獨癥兒童父母提供最具有成本效益的干預(yù)方法。

4.3 自然發(fā)展行為干預(yù)的兒童導(dǎo)向性

很多傳統(tǒng)干預(yù)是違背個體意愿的強(qiáng)制干預(yù),迫使家長與孩子都要面臨不同程度的痛苦和考驗(劉亞萍 等, 2018)。自然發(fā)展行為干預(yù)以自然和發(fā)展為原則, 模型的組件有意改變了治療環(huán)境中成人和兒童之間傳統(tǒng)上存在的等級權(quán)力結(jié)構(gòu)。該取向?qū)和暈楦呓?gòu)主義、以其為主導(dǎo)的積極參與者, 兒童偏好和持續(xù)的內(nèi)在動機(jī)是核心的考慮因素。

NDBI 鼓勵和培養(yǎng)兒童的主動性和自發(fā)的交流嘗試。成人的角色是建立和培養(yǎng)兒童參與和交流的動機(jī), 而不是強(qiáng)加可能與兒童的興趣和愿望背道而馳的治療議程(Vivanti & Zhong, 2020)。讓兒童可以通過與他們個人相關(guān)且對他們有意義的經(jīng)歷來學(xué)習(xí), 同時也激勵他們獲得功能性技能,而不是機(jī)械的反復(fù)訓(xùn)練(Gengoux et al., 2020)。

自然發(fā)展行為干預(yù)可以讓孤獨癥兒童以符合他們個人偏好和認(rèn)知功能的方式與周圍的世界互動, 最終通過增加經(jīng)驗和自主性來提高他們的生活質(zhì)量。這些以兒童為主導(dǎo)的自然主義方法與神經(jīng)多樣性觀點中強(qiáng)調(diào)基于個人優(yōu)勢和尊重個體自主決策的視角相一致(Schuck et al., 2021)。

4.4 自然發(fā)展行為干預(yù)的生態(tài)性

自然發(fā)展行為干預(yù)的生態(tài)性體現(xiàn)在其干預(yù)策略緊密地結(jié)合了兒童的日常生活情境, 干預(yù)在積極有趣的游戲活動或家庭日常生活中開展, 而不是高度結(jié)構(gòu)化的場景、內(nèi)容和程序, 從而使孩子在更自然、更真實的環(huán)境中學(xué)習(xí)和發(fā)展。通過將干預(yù)與兒童感興趣的活動相結(jié)合, NDBI 可以更好地吸引孩子的注意力, 提高他們的積極參與度和學(xué)習(xí)效果。

此外, NDBI 還強(qiáng)調(diào)與家長和其他關(guān)心兒童發(fā)展的人密切合作, 以提高干預(yù)的普遍性和持久性。家長作為孩子生活中的主要照顧者, 可以在日常生活中持續(xù)應(yīng)用NDBI 策略, 從而使孩子在各種情境中都能得到支持。這種生態(tài)性干預(yù)方法有助于孩子將所學(xué)技能遷移到不同環(huán)境中, 提高其在現(xiàn)實生活中的適應(yīng)能力。

5 小結(jié)與展望

孤獨癥患病率的不斷上升, 加劇了對早期干預(yù)的需求, 高質(zhì)量的早期干預(yù)是提高孤獨癥兒童長期生活質(zhì)量的關(guān)鍵。將發(fā)展心理學(xué)與應(yīng)用行為分析原則相結(jié)合的自然發(fā)展行為干預(yù)被認(rèn)為是孤獨癥兒童早期干預(yù)的最佳實踐(Frost et al., 2020)。自然發(fā)展行為干預(yù)擁有強(qiáng)大的研究基礎(chǔ), 證實了它們在改善孤獨癥癥狀、促進(jìn)孤獨癥兒童發(fā)展方面的有效性; 自然發(fā)展行為干預(yù)在自然環(huán)境下實施, 以兒童為主導(dǎo), 將其視為更具建構(gòu)主義的積極參與者, 將父母納入干預(yù), 教導(dǎo)父母在與孩子互動過程中使用自然發(fā)展行為干預(yù)策略, 為孤獨癥家庭提供了具有成本效益的干預(yù)方式。雖然已有研究為自然發(fā)展行為干預(yù)的有效性提供了實證支持, 但仍有必要繼續(xù)對以下幾個方面進(jìn)行深入探討, 以推動自然發(fā)展行為干預(yù)在孤獨癥兒童早期干預(yù)領(lǐng)域的廣泛實施。

5.1 完善與開發(fā)新的研究設(shè)計, 厘清影響干預(yù)結(jié)果的預(yù)測因素與調(diào)節(jié)變量, 以提高干預(yù)效果

孤獨癥的病因復(fù)雜, 患者內(nèi)部異質(zhì)性較大。盡管大量研究支持自然發(fā)展行為干預(yù)對孤獨癥兒童發(fā)展產(chǎn)生積極影響, 但干預(yù)效果的個體差異仍然明顯(Mandell et al., 2013; Vivanti, Prior et al.,2014)。研究個體的哪些因素能夠影響自然發(fā)展行為干預(yù)對孤獨癥兒童的干預(yù)效果, 具有重要意義。

Vivanti 等人(2013)的研究指出, 個體在游戲、共同關(guān)注、模仿等技能上的差異會影響早期介入丹佛模式的干預(yù)結(jié)果。此外, 初步證據(jù)表明, PRT可能對更多地接觸玩具、更頻繁地接近他人、更頻繁地表現(xiàn)出積極情感的兒童特別有益(Fossum et al., 2018)。Hardan 及其同事(2015)報告稱, 基線檢查時視覺接受能力較強(qiáng)的兒童在接受PRT 治療后表現(xiàn)出更大的改善, Yang 及其同事(2016)完成了一項非隨機(jī)對照試驗, 發(fā)現(xiàn)功能性磁共振成像(fMRI)中大腦對生物運動的反應(yīng)與對PRT 的效應(yīng)之間存在關(guān)聯(lián)。這些研究提示了孤獨癥兒童的缺陷特征、技能特征和興趣特征均可能是潛在的預(yù)測因素, 未來值得做進(jìn)一步研究。同時, 這些個體特征也可能是潛在的調(diào)節(jié)變量, 如 Vivanti 及其同事(2016)證實, 在接受ESDM 的幼兒中, 治療開始時的語言能力會調(diào)節(jié)治療反應(yīng)。此外, 未來研究還應(yīng)當(dāng)關(guān)注其他潛在的調(diào)節(jié)因素, 如兒童的年齡和癥狀嚴(yán)重程度等。

此外, 由于不同類型自然發(fā)展行為干預(yù)方法的目標(biāo)技能和目標(biāo)領(lǐng)域各有側(cè)重, 未來研究可以探討怎樣靈活運用自然發(fā)展行為干預(yù)的不同方法,乃至組合運用NDBI 與傳統(tǒng)干預(yù)方法, 以適應(yīng)兒童的個別特征, 實現(xiàn)個性化干預(yù), 以期達(dá)到最佳治療效果。例如, Kasari, Kaiser 等人(2014)將EMT與JASPER 結(jié)合, 專門針對語言能力較低的孤獨癥兒童以促進(jìn)其語言發(fā)展。我們期待未來能開發(fā)出更多有理論依據(jù)并有證據(jù)支持的干預(yù)方法組合,理想情況下, 這些方法的組合可能產(chǎn)生比簡單增加單一方法的干預(yù)強(qiáng)度更好的治療效果。

5.2 探索有效的家長培訓(xùn)方法

父母和家庭參與是自然發(fā)展行為干預(yù)中必不可少的組成部分, 讓家長成為其孩子所采用干預(yù)方法的“準(zhǔn)專家”可以確保干預(yù)得到持續(xù)和自然的實施, 使兒童在干預(yù)中得到更為迅速和強(qiáng)有力的進(jìn)步, 以獲得各領(lǐng)域最佳的預(yù)后結(jié)果(Zwaigenbaum et al., 2015)。家庭干預(yù)對社會經(jīng)濟(jì)水平較低、干預(yù)資源匱乏地區(qū)的孤獨癥家庭起著尤為重要的作用(Hampton et al., 2019)。研究表明通過家長培訓(xùn)可以有效支持家長在日常生活中實施自然發(fā)展行為干預(yù)策略, 提高親子互動質(zhì)量, 緩解家長的育兒壓力, 促進(jìn)兒童技能的泛化, 改善孤獨癥兒童的社會性發(fā)展結(jié)果(Estes et al., 2013; Vibert et al.,2020)。然而, 目前已發(fā)表的文章中只有極少數(shù)研究考察了家長培訓(xùn)項目的執(zhí)行效度, 小組和個別家長培訓(xùn)的相對有效性, 以及家長培訓(xùn)項目所需的最佳小時數(shù)。例如Stadnick 等人(2015)探討了家長治療忠誠度對治療結(jié)果的影響, 發(fā)現(xiàn)家長治療忠誠度與孩子的自發(fā)語言和社交溝通技能的提高正相關(guān)。Kasari, Lawton 等人(2014)指出由家長執(zhí)行的JASPER 干預(yù)均提高了孤獨癥兒童的聯(lián)合參與、共同關(guān)注和游戲技能, 但1 對1 家長指導(dǎo)的干預(yù)效果優(yōu)于小組培訓(xùn)。

雖然我們認(rèn)可通過培訓(xùn)家長實施干預(yù)作為孤獨癥兒童早期干預(yù)最佳方法的重要性, 但這些方法實際上還沒有得到完整的研究, 未來在家長培訓(xùn)領(lǐng)域需要進(jìn)一步研究。例如, 家長在執(zhí)行自然發(fā)展行為干預(yù)的準(zhǔn)確性和易操作性上, 什么方法才是最佳選擇？遠(yuǎn)程教育和面對面教學(xué)是同等有效的嗎？每周需要多長時間的家長培訓(xùn)才可以獲得最佳的結(jié)果以及家長教育項目應(yīng)該持續(xù)多久？對家長培訓(xùn)而言最佳的場所是什么？此外研究者在設(shè)計家長培訓(xùn)項目時, 應(yīng)該特別留意文化元素、家長的需求和學(xué)習(xí)類型、家長的壓力程度, 以及家庭資源的有限性等。

5.3 擴(kuò)展自然發(fā)展行為干預(yù)的應(yīng)用

自然發(fā)展行為干預(yù)具有強(qiáng)大且不斷增強(qiáng)的證據(jù)基礎(chǔ)。但是在孤獨癥兒童的早期干預(yù)領(lǐng)域, 自然發(fā)展行為干預(yù)尚未得到大規(guī)模的廣泛應(yīng)用(D’Agostino et al., 2023)。Hampton 和Sandbank(2022)在一份對孤獨癥早期干預(yù)治療師的調(diào)查發(fā)現(xiàn), 大部分傳統(tǒng)行為干預(yù)治療師對自然發(fā)展行為干預(yù)的實踐和作用持積極態(tài)度, 并希望得到更多有關(guān)NDBI 的培訓(xùn), 但只有少數(shù)受訪者實際接受過培訓(xùn), 此外也很少有受訪者能夠準(zhǔn)確描述自然發(fā)展行為干預(yù)模式。自然發(fā)展行為干預(yù)應(yīng)用進(jìn)展緩慢的潛在原因可能是自然發(fā)展行為干預(yù)的理論基礎(chǔ)：認(rèn)知發(fā)展理論與行為主義理論的不同理論方向, 以及在行為分析占主導(dǎo)的孤獨癥干預(yù)領(lǐng)域,缺少實施自然發(fā)展行為干預(yù)的培訓(xùn)和支持。我國對自然發(fā)展行為干預(yù)的研究和應(yīng)用更少, 僅有對少數(shù)具體干預(yù)方法的探索。例如, 程志軍(2017)應(yīng)用PRT 對孤獨癥兒童的社交技能進(jìn)行了單案例研究, 王石換等人(2021)探索了ESDM 對孤獨癥嬰幼兒的干預(yù)效果, 但現(xiàn)有研究數(shù)量和樣本量少, 缺乏大規(guī)模隨機(jī)對照試驗, 且研究尚集中于驗證治療師干預(yù)的有效性, 缺乏對包括照顧者實施干預(yù), 干預(yù)方法的組合、干預(yù)效果的影響因素、本土化等問題的進(jìn)一步研究。鑒于自然發(fā)展行為干預(yù)的有效性、經(jīng)濟(jì)性, 以及可由父母等非專業(yè)人士實施等特點, 尤其適合我國人口基數(shù)大, 孤獨癥譜系兒童人數(shù)增長快, 孤獨癥兒童的教育和撫養(yǎng)成本占家庭收入比例高的實際情況。

然而自然發(fā)展行為干預(yù)的研發(fā)主要在美國,推動自然發(fā)展行為干預(yù)在我國的應(yīng)用, 還需結(jié)合我國的文化和社會環(huán)境以及孤獨癥兒童的教育體系等進(jìn)行本土化應(yīng)用和實踐。首先, 培養(yǎng)本土專業(yè)人員。現(xiàn)階段, 我國孤獨癥兒童早期干預(yù)主要依賴于康復(fù)機(jī)構(gòu)(王芳, 楊廣學(xué), 2017), 為推進(jìn)自然發(fā)展行為干預(yù)在我國的應(yīng)用, 應(yīng)對康復(fù)機(jī)構(gòu)教師提供專業(yè)培訓(xùn)和支持, 使其理解自然發(fā)展行為干預(yù)的核心要素, 能夠根據(jù)兒童的個別化特征選擇最佳干預(yù)方法和策略。其次, 以家庭為中心, 鼓勵家庭參與。中國文化重視家庭教育, 家庭在兒童教育和成長中扮演核心角色。鼓勵家長參與干預(yù)過程, 能夠幫助家長將自然發(fā)展行為干預(yù)策略融入家庭日常生活中, 讓家長成為孩子的最佳引導(dǎo)者。 此外, 構(gòu)建包容性的社會環(huán)境。包容性環(huán)境能夠為孤獨癥兒童提供更多自然情境和社會交往的機(jī)會, 更有利于自然發(fā)展行為干預(yù)的實施(Stahmer, Wong et al., 2020)。近年來, 隨著我國普惠教育政策的推進(jìn)、對孤獨癥兒童融合教育的支持, 以及社交媒體信息傳播等帶來社會公眾對孤獨癥理解和認(rèn)知的提升, 正在為自然發(fā)展行為干預(yù)的本土化應(yīng)用創(chuàng)造更為積極的社會文化土壤。最后, 隨著現(xiàn)代科技快速進(jìn)步, 越來越多的智能設(shè)備涌現(xiàn)并展示出作為康復(fù)輔助工具的應(yīng)用潛力(Glaser & Schmidt, 2022; El Shemy, 2022)。前瞻性的探索研究自然發(fā)展行為干預(yù)方法結(jié)合如虛擬/增強(qiáng)現(xiàn)實設(shè)備、人工智能交互設(shè)備(如機(jī)器人)、腦機(jī)設(shè)備等對干預(yù)效果的影響, 對于擴(kuò)展自然發(fā)展行為干預(yù)的應(yīng)用有重要意義。