1例內(nèi)鏡下黏膜切除術(shù)治療降結(jié)腸囊性淋巴管瘤病例報(bào)告

丁彬彬，吳達(dá)軍，陳世華，黃智聰

中南大學(xué)湘雅醫(yī)學(xué)院附屬株洲醫(yī)院消化內(nèi)科 湖南株洲 412000

淋巴管瘤是一類少見的良性病變[1]，多呈團(tuán)塊狀，主要來源于淋巴管的擴(kuò)張?jiān)錾Ｒ娪陬^頸部和腋下，也可見于縱隔及腹部[1-2]，發(fā)生于消化道的淋巴管瘤很少見。淋巴管瘤在早期可無明顯癥狀，隨著瘤體增長，其可能對(duì)周圍組織器官形成壓迫。淋巴管瘤若是發(fā)生于頭頸部等影響外觀的部位，可得以相對(duì)早期發(fā)現(xiàn)并引起患者重視，但若是發(fā)生在隱蔽部位且瘤體所處的周圍空間較大，患者未出現(xiàn)相應(yīng)的臨床癥狀，則早期診斷的難度較大，臨床中易漏診、誤診。目前臨床中治療淋巴管瘤的方法包括手術(shù)切除、硬化劑注射療法、激光治療、藥物治療等[3-4]，治療方案需要根據(jù)病變特點(diǎn)、患者全身情況及患者的治療意愿綜合考慮。筆者團(tuán)隊(duì)收治了1例老年女性降結(jié)腸囊性淋巴管瘤患者，采用內(nèi)鏡下黏膜切除術(shù)（endoscopic mucosal resection，EMR）治療并取得了較好的效果?，F(xiàn)將該患者的診治過程報(bào)告如下，與同道交流。

1 病例資料

1.1 病史介紹

患者女性，68 歲，因“體檢發(fā)現(xiàn)降結(jié)腸腫物4月余”入院?；颊咦栽V4月余前于外院內(nèi)鏡中心接受電子結(jié)腸鏡體檢時(shí)發(fā)現(xiàn)“降結(jié)腸巨大黏膜隆起”，當(dāng)日檢查醫(yī)師考慮良性病變（囊腫）可能性大，但是建議患者至上級(jí)醫(yī)院進(jìn)一步明確診斷，患者因自認(rèn)為無明顯腹痛腹脹、糞便性狀改變及排糞習(xí)慣改變等特殊不適，加之當(dāng)日檢查醫(yī)師考慮良性病變可能性大，故拒絕進(jìn)一步檢查及治療，要求繼續(xù)隨訪觀察，期間無特殊不適。日前患者為求復(fù)查在外院內(nèi)鏡中心再次接受電子結(jié)腸鏡檢查，檢查結(jié)果提示“降結(jié)腸巨大黏膜隆起”較前增大，并完善胃鏡檢查示“慢性淺表性胃炎伴糜爛、十二指腸球部憩室”，腹部彩超示“膽囊息肉、左腎無回聲團(tuán)（左腎囊腫？）”，當(dāng)日施行電子結(jié)腸鏡檢查的醫(yī)師建議患者至上級(jí)醫(yī)院進(jìn)一步診治，患者為明確病變性質(zhì)、尋求治療遂來診。近4個(gè)月來，患者精神、食欲、睡眠可，大小便正常，體重?zé)o明顯下降。門診擬“結(jié)腸良性腫瘤”收入院。患者既往因“子宮內(nèi)膜癌”進(jìn)行“子宮及附件切除術(shù)”，術(shù)后病情穩(wěn)定，多次復(fù)查未見復(fù)發(fā)；因“急性闌尾炎”進(jìn)行“闌尾切除術(shù)”；因車禍外傷致“右腿脛腓骨骨折”進(jìn)行“脛腓骨內(nèi)固定術(shù)”；自測(cè)血糖“升高”，未定期監(jiān)測(cè)，未系統(tǒng)診治。

1.2 體格檢查

體溫36.0 ℃，脈搏68次/分，呼吸20次/分，血壓146/78 mmHg。神清，淺表淋巴結(jié)未捫及腫大，心肺查體未見異常，腹部查體見右下腹一長約3 cm斜形陳舊性手術(shù)瘢痕，下腹部一長約10 cm豎形陳舊性手術(shù)瘢痕，全腹無壓痛，未捫及包塊。四肢、脊柱活動(dòng)尚可。

1.3 輔助檢查

（1）實(shí)驗(yàn)室檢查：血常規(guī)、糞便常規(guī)、肝腎功能、輸血前檢查、糖鏈抗原125、糖鏈抗原199、癌胚抗原均未見異常。尿常規(guī)示鏡檢白細(xì)胞（2～4）個(gè)/HP，細(xì)菌（2+）/HP，白細(xì)胞1+?？崭寡?.65 mmol/L，糖化血紅蛋白7.0%，OGTT后1小時(shí)血糖14.37 mmol/L，OGTT后2小時(shí)血糖17.44 mmol/L；甲胎蛋白9.48 ng/mL；甘油三酯1.88 mmol/L。

（2）器械檢查：

①胸部+腹部+盆腔CT：雙肺少許纖維增殖灶，數(shù)個(gè)小結(jié)節(jié)（LU-RADS 2 類）；主動(dòng)脈及冠脈粥樣硬化；降結(jié)腸腸壁增厚；右肝及左腎小囊腫；左側(cè)腎上腺結(jié)節(jié)，考慮為腺瘤可能性大；所示右髖關(guān)節(jié)前部及右大腿前部各肌群肌肉明顯萎縮；膽囊炎？

②24 小時(shí)動(dòng)態(tài)血壓：全天平均收縮壓升高，白天平均血壓正常，夜間平均收縮壓升高，血壓晝夜節(jié)律消失。

③結(jié)腸鏡：距肛門55 cm橫結(jié)腸可見一處大小約4 mm×4 mm廣基息肉，表面欠光滑，距肛門40 cm降結(jié)腸可見一大小約25 mm×20 mm 廣基隆起，半透明囊感，形態(tài)欠規(guī)則，中央凹陷，表面黏膜光滑，與周邊一致，探頭按壓質(zhì)軟。

④超聲內(nèi)鏡（圖1）：降結(jié)腸管壁層次結(jié)構(gòu)清晰，隆起型病變位于管壁黏膜下層，呈無回聲團(tuán)塊，凸向管腔內(nèi)，中央可見分隔，有完整包膜，切面大小約19 mm×13 mm，管壁未見腫瘤破壞征象，管壁外未見明顯腫大淋巴結(jié)圖像。

圖1 降結(jié)腸腫物的超聲內(nèi)鏡鏡下圖像

1.4 術(shù)前?？圃\斷

1.降結(jié)腸腫物性質(zhì)待查；2.橫結(jié)腸息肉；3.慢性淺表性胃炎伴糜爛；4.十二指腸球部憩室；5.闌尾切除術(shù)后。

1.5 治療相關(guān)情況

筆者團(tuán)隊(duì)討論后認(rèn)為患者的降結(jié)腸腫物有手術(shù)指征：患者于4 月余前在外院體檢發(fā)現(xiàn)降結(jié)腸腫物，日前復(fù)查電子結(jié)腸鏡發(fā)現(xiàn)降結(jié)腸腫物較前增大，入院后超聲內(nèi)鏡檢查結(jié)果提示囊腫可能，但不排除腫物體積隨著病程延長而進(jìn)一步增大，以致腸腔受累擴(kuò)張、引起一系列不適癥狀，甚至可能發(fā)生腸梗阻或腸套疊。入院后檢查結(jié)果提示腫物體積較大（約25 mm×20 mm），對(duì)于直徑＞20 mm的腫物，臨床多建議進(jìn)行外科手術(shù)。患者入院后確診2型糖尿病及高血壓病，患者及其家屬認(rèn)為患者合并基礎(chǔ)疾病多、全身情況欠理想、既往接受多次其他手術(shù)治療，難以耐受再次外科手術(shù)帶來的創(chuàng)傷，強(qiáng)烈要求進(jìn)行內(nèi)鏡下手術(shù)治療?？紤]到腫物體積較大、腸壁薄、腸腔內(nèi)操作空間有限，內(nèi)鏡下黏膜剝離術(shù)（endoscopic submucosal dissection，ESD）操作過程中發(fā)生出血或穿孔的風(fēng)險(xiǎn)較高，且超聲內(nèi)鏡及腹部CT檢查結(jié)果提示腫物深度局限在黏膜下層，有完整包膜，由此認(rèn)為采用EMR治療相對(duì)更加安全可靠。因EMR同樣存在內(nèi)鏡下手術(shù)治療的相關(guān)治療風(fēng)險(xiǎn)，故與患者及其家屬積極溝通，告知患者的病情及其相應(yīng)的治療方案選擇，患方選擇采用EMR治療并對(duì)EMR的相關(guān)治療內(nèi)容、治療風(fēng)險(xiǎn)明確知曉，簽署EMR治療知情同意書。

排除手術(shù)相關(guān)禁忌證并制定內(nèi)鏡下手術(shù)治療方案后，術(shù)前予磷酸鈉鹽進(jìn)行腸道準(zhǔn)備。患者取左側(cè)臥位，采用靜脈麻醉，麻醉滿意后將電子結(jié)腸鏡進(jìn)鏡至距肛門40 cm 處，可見一大小約25 mm×20 mm廣基隆起，半透明囊感，觸之軟，進(jìn)行黏膜下注射，待病變明顯抬起后，予以圈套器完整套住腫物至基底部，使用高頻電刀進(jìn)行電凝電切，術(shù)后仔細(xì)觀察創(chuàng)面，創(chuàng)面無出血、無穿孔，創(chuàng)面可見隔膜，使用金屬鈦夾夾閉創(chuàng)面，固定病理標(biāo)本并送檢。手術(shù)相關(guān)操作見圖2、圖3、圖4。術(shù)后病理診斷（圖5）：（降結(jié)腸腫物）考慮囊性淋巴管瘤。

圖3 切除降結(jié)腸腫物后的創(chuàng)面

圖4 切除降結(jié)腸腫物后用鈦夾夾閉創(chuàng)面

圖5 降結(jié)腸腫物病理檢查所見

1.6 術(shù)后管理與隨訪

術(shù)后禁食、禁飲24 h，給予補(bǔ)液、預(yù)防感染等治療，囑患者臥床休息，觀察患者生命體征和臨床癥狀（重點(diǎn)觀察有無腹痛、發(fā)熱及出血），術(shù)后24 h后予以流質(zhì)飲食，3 d后改為半流質(zhì)飲食。住院期間控制血壓、血糖平穩(wěn)，患者術(shù)后恢復(fù)情況良好，未訴發(fā)熱畏寒、腹痛腹脹、糞便性狀改變等不適，于術(shù)后第5天辦理出院。術(shù)后第7天電話隨訪，患者未訴特殊不適，囑其恢復(fù)正常飲食。術(shù)后每6個(gè)月復(fù)查1次結(jié)腸鏡，降結(jié)腸術(shù)區(qū)未見復(fù)發(fā)，結(jié)直腸其余部位亦未見新發(fā)腫物。隨訪1年后，建議患者可每年門診復(fù)查1次結(jié)腸鏡，囑其平日注意有無腹部不適、糞便性狀改變、排糞習(xí)慣改變等情況，若有不適癥狀，需要及時(shí)就診。

2 討論

文獻(xiàn)報(bào)道，淋巴管瘤的發(fā)生與淋巴循環(huán)障礙存在關(guān)聯(lián)，而炎癥、手術(shù)創(chuàng)傷或輻射等均可引起淋巴循環(huán)障礙[5]。根據(jù)病變類型的不同，淋巴管瘤可分為囊性淋巴管瘤、海綿狀淋巴管瘤、單純性淋巴管瘤等，其中以囊性淋巴管瘤多見[6-7]。淋巴管瘤所引起的臨床癥狀與瘤體大小、部位、生長方式均有關(guān)。對(duì)于發(fā)生在消化道的淋巴管瘤，當(dāng)瘤體較小時(shí)常無臨床癥狀，可在內(nèi)鏡檢查或腹部影像學(xué)檢查時(shí)偶然發(fā)現(xiàn)，隨著病程的延長，瘤體可逐漸增大，引發(fā)消化道癥狀或壓迫癥狀，較大的瘤體甚至可能引起腸梗阻，目前也有結(jié)腸淋巴管瘤引起腸套疊的個(gè)案報(bào)道[8]。當(dāng)發(fā)生囊腔內(nèi)感染時(shí)，結(jié)直腸淋巴管瘤可引起急性腹痛[9]。消化道淋巴管瘤還可引起消化道出血，有觀點(diǎn)認(rèn)為可能是瘤體內(nèi)淋巴引流異常所致[10]。

消化道淋巴管瘤的內(nèi)鏡下表現(xiàn)及影像學(xué)表現(xiàn)具有一些特點(diǎn)，可供輔助診斷。在電子結(jié)腸鏡下，淋巴管瘤可表現(xiàn)為（黏膜下）隆起型病變，圓形或不規(guī)則形，表面光滑，寬基底，呈灰白色或粉紅色，半透明狀，活檢鉗探觸可發(fā)現(xiàn)瘤體質(zhì)軟，推壓后可見瘤體局部凹陷變形[6,11]。超聲內(nèi)鏡檢查對(duì)于消化道黏膜下腫物的診斷具有重要的臨床價(jià)值，可查看黏膜下腫物的大小、回聲的高低、回聲的均勻程度、腫物的起源層次、邊界是否清楚及其與周圍器官的關(guān)系。文獻(xiàn)報(bào)道囊性淋巴管瘤在超聲內(nèi)鏡下可見整體呈海綿樣，中間有光帶分隔，瘤體位于黏膜下并被固有肌層包圍[11-12]。消化道淋巴管瘤的影像學(xué)檢查主要包括腹部超聲及腹部CT檢查，兩者可顯示腫物的部位、大小、形態(tài)、范圍及其與周圍器官的關(guān)系，其中腹部超聲檢查可見單個(gè)或多個(gè)低回聲或無回聲的囊性包塊，內(nèi)部可見薄的分隔，各囊腔之間互不交通，病灶內(nèi)無血流信號(hào)[7,11]；腹部CT檢查可見密度均勻且邊界尚清晰的囊性低密度腫塊，CT 值多接近于水，有多個(gè)囊腔者可見不規(guī)則分隔，增強(qiáng)后囊壁及分隔有強(qiáng)化，但囊液不強(qiáng)化[7]。

結(jié)腸淋巴管瘤需要與其他結(jié)腸黏膜下隆起型病變相鑒別，包括脂肪瘤、囊腫、氣囊腫、平滑肌瘤和神經(jīng)內(nèi)分泌瘤[13]：脂肪瘤常表現(xiàn)為起源于黏膜下層的高回聲腫塊；囊腫常表現(xiàn)為起源于黏膜下層的無回聲囊狀結(jié)構(gòu)；氣囊腫常表現(xiàn)為起源于黏膜下層的蜂窩狀混合回聲腫塊，內(nèi)部有高回聲氣體；平滑肌瘤常表現(xiàn)為起源于黏膜肌層的低回聲腫塊；神經(jīng)內(nèi)分泌瘤多為起源于黏膜下層或黏膜肌層的低回聲或中低回聲腫塊。部分病變體積較小，CT 檢查無法有效判斷；部分病變依靠電子結(jié)腸鏡及活檢鉗探觸亦難以初步判斷其性質(zhì)，而超聲內(nèi)鏡檢查有助于提高診斷準(zhǔn)確率；部分病變經(jīng)多種檢查依然無法初步判斷其性質(zhì)，需要依靠病理檢查明確診斷，且不同類型的淋巴管瘤的鏡下表現(xiàn)各有特點(diǎn)[6-7,9,11]。筆者團(tuán)隊(duì)認(rèn)為，結(jié)腸淋巴管瘤屬于黏膜下腫物，活檢陽性率低，若取材不良會(huì)導(dǎo)致診斷困難，故將腫物完整切除并送病理檢查是優(yōu)選方法。

手術(shù)切除是腹部淋巴管瘤的首選治療方法[7]。相對(duì)于外科手術(shù)，內(nèi)鏡下手術(shù)的手術(shù)創(chuàng)傷小、患者術(shù)后恢復(fù)快，更容易被患者接受，但是手術(shù)治療方案需要綜合患者的多個(gè)方面的因素來制定。隨著內(nèi)鏡治療技術(shù)的發(fā)展，內(nèi)鏡下手術(shù)切除治療黏膜下良性腫瘤的有效性與安全性已得到證實(shí)，而且目前已有文獻(xiàn)報(bào)道直徑為5 cm 的結(jié)腸囊性淋巴管瘤經(jīng)內(nèi)鏡下手術(shù)成功切除的案例[14]。筆者團(tuán)隊(duì)認(rèn)為，若結(jié)腸淋巴管瘤直徑≤20 mm，選擇ESD或EMR進(jìn)行治療更為安全可靠?？偟膩碚f，ESD 切除范圍大，瘤體完整切除率高，術(shù)后復(fù)發(fā)風(fēng)險(xiǎn)低，但ESD 對(duì)術(shù)者的內(nèi)鏡操作水平要求較高，同時(shí)由于操作技術(shù)難度大，花費(fèi)時(shí)間長，出血、穿孔并發(fā)癥發(fā)生率高等問題，技術(shù)限制使得ESD 在基層醫(yī)院難以推廣應(yīng)用；相對(duì)于ESD，EMR 的操作難度較低，花費(fèi)時(shí)間較短，出血、穿孔并發(fā)癥發(fā)生率較低，該技術(shù)容易在基層醫(yī)院推廣應(yīng)用，但是EMR 可能導(dǎo)致瘤體切除不完整，殘留病變的風(fēng)險(xiǎn)增加。有研究指出，瘤體完整切除后復(fù)發(fā)率較低（10%～27%），但是瘤體部分切除后復(fù)發(fā)率為50%～100%[15]。若瘤體較大（直徑＞20 mm），或合并有出血、梗阻、腸套疊等時(shí)，由于內(nèi)鏡下切除的難度增加及出血、穿孔的風(fēng)險(xiǎn)增加，應(yīng)考慮外科手術(shù)切除，常用方式為腹腔鏡下或剖腹探查進(jìn)行病變腸段切除術(shù)。也有觀點(diǎn)認(rèn)為，無癥狀的淋巴管瘤可進(jìn)行定期隨訪觀察，并不排除瘤體自身消退的可能[6,11,16]。

本例患者為老年女性患者，電子結(jié)腸鏡檢查結(jié)果提示腫物大小約25 mm×20 mm，考慮后期腫物導(dǎo)致腸腔受累擴(kuò)張及急腹癥的可能性較大，雖然淋巴管瘤的生長速度相對(duì)緩慢，但是腫物可隨著病程的延長而進(jìn)一步增大，故筆者團(tuán)隊(duì)討論后認(rèn)為患者有手術(shù)指征。經(jīng)與患方積極溝通，最終對(duì)本例患者施行EMR 治療，筆者團(tuán)隊(duì)對(duì)此治療方案的有效性與可行性分析如下：（1）術(shù)前評(píng)估提示瘤體較大，病變深度局限在黏膜下層，有完整包膜，ESD 操作難度大，出血、穿孔并發(fā)癥發(fā)生率高，EMR 更為安全可靠；（2）EMR 操作難度低，花費(fèi)時(shí)間短，既能完整切除腫物，又能良好保留消化道結(jié)構(gòu)的完整性，切除病變術(shù)后夾閉創(chuàng)面更為簡單，患者術(shù)后恢復(fù)快，術(shù)后生活質(zhì)量受影響??；（3）術(shù)前已充分與患者及其家屬溝通，若內(nèi)鏡下手術(shù)失敗，可考慮外科手術(shù)進(jìn)行補(bǔ)救，患方表示理解并同意。經(jīng)治療，本例患者術(shù)后恢復(fù)情況較為理想，術(shù)后隨訪1年期間患者無復(fù)發(fā)。

關(guān)于采用EMR 治療結(jié)腸淋巴管瘤的臨床操作，筆者團(tuán)隊(duì)認(rèn)為需要注意以下幾點(diǎn)：（1）病變深度是判斷能否進(jìn)行EMR 治療的關(guān)鍵，若深度超過黏膜下層，則不適合采用該方法治療，故術(shù)前應(yīng)進(jìn)行超聲內(nèi)鏡檢查以充分評(píng)估；（2）若黏膜下注射后病變抬舉不佳，則不宜進(jìn)行EMR 治療；（3）黏膜下注射后，圈套器應(yīng)盡量套住瘤體基底部，將瘤體及周圍少許黏膜套入，以提高完整切除成功率；（4）避免直接套住瘤體體部進(jìn)行切除，直接套住瘤體體部切除可能會(huì)引起瘤體破裂，導(dǎo)致不能完整切除，增加復(fù)發(fā)風(fēng)險(xiǎn)。EMR 術(shù)后常見并發(fā)癥包括局部出血、局部感染及鈦夾脫落等，這些因素會(huì)影響手術(shù)治療的效果。因此，術(shù)前應(yīng)做好腸道清潔準(zhǔn)備；術(shù)中注意預(yù)防出血、穿孔并發(fā)癥，切除病變后應(yīng)仔細(xì)觀察創(chuàng)面，確定無出血、無穿孔后嚴(yán)格夾閉創(chuàng)面，術(shù)后應(yīng)嚴(yán)密觀察患者腹部體征及有無便血，并予以抗生素預(yù)防感染，禁食、禁飲24 h 后，若患者無特殊不適，可恢復(fù)流質(zhì)飲食，其后逐步過渡至正常飲食。

結(jié)合本例患者的診治過程，筆者團(tuán)隊(duì)認(rèn)為對(duì)于病變局限在黏膜下層且有完整包膜的結(jié)腸囊性淋巴管瘤，若患者因個(gè)人治療意愿拒絕外科手術(shù)，或合并基礎(chǔ)疾病較多而無法耐受外科手術(shù)時(shí)，EMR 不失為一種治療選擇?？偟膩碚f，EMR 安全性良好，既能達(dá)到完整切除腫物的目的，又能良好保留消化道結(jié)構(gòu)的完整性，且手術(shù)創(chuàng)傷小、花費(fèi)時(shí)間短、患者術(shù)后恢復(fù)快。但是，臨床醫(yī)師需要結(jié)合病變特點(diǎn)與患方積極溝通并告知替代方案，在征得患者的同意后開展治療。

利益沖突聲明全體作者均聲明不存在與本文相關(guān)的利益沖突。