腸氣囊腫癥16例臨床診治分析

陳林暉 于祥 陳慧 張旭東

腸氣囊腫癥(PCI)主要發(fā)生于小腸及結(jié)腸，以黏膜下或漿膜下形成含氣(氫氣、二氧化碳、氮氣等)囊腫為主要臨床表現(xiàn)，發(fā)病率約0.03%，臨床較為罕見。本研究回顧性分析我院內(nèi)鏡中心確診的PCI的患者16例的臨床資料，以提高臨床醫(yī)生對該病的認(rèn)知及診斷水平。

對象與方法

1.對象：納入2013年1年～2020年6月在我院內(nèi)鏡中心行結(jié)腸鏡和超聲內(nèi)鏡檢查且確診為PCI的患者16例，其中男12例，女4例，年齡45～89歲，平均年齡(63.2±11.8)歲。納入標(biāo)準(zhǔn)：(1)經(jīng)結(jié)腸鏡及超聲內(nèi)鏡確診為PCI；(2)內(nèi)鏡檢查見腸腔內(nèi)球狀隆起，單發(fā)或多發(fā)，透明或半透明，黏膜表面光滑完整，予活檢鉗深部咬取囊壁，隆起塌陷并有氣體冒出；(3)超聲內(nèi)鏡示病變來源于黏膜下層，呈無回聲或低回聲改變，固有肌層和漿膜層完整。排除標(biāo)準(zhǔn)：腸源性囊腫，結(jié)腸息肉及惡性腫瘤、腸淋巴管瘤。本研究經(jīng)我院倫理委員會審批通過，所有患者均知情同意。

2.方法

(1)臨床資料收集：包括年齡、性別、既往病史、原發(fā)疾病、臨床癥狀、病變發(fā)生部位、結(jié)腸鏡及超聲內(nèi)鏡下表現(xiàn)。

(2)治療方法：4例無癥狀患者未予任何治療，隨訪中主訴無不適，1年后復(fù)查腸鏡顯示氣囊腫消失。其余12例患者均以腹痛、腹瀉為主，予曲美布汀分散片每次0.1 g每日3次、復(fù)方嗜酸桿菌片每次0.5 g每日3次、谷氨酰胺腸溶膠囊每次2粒每日3次口服等對癥治療；若合并黏液便、血便、大便常規(guī)或血常規(guī)發(fā)現(xiàn)有白細胞增多的患者，則同時予左氧氟沙星片每次0.1 g每日2次口服；對于內(nèi)科保守治療效果不佳的單發(fā)PCI患者，予以活檢鉗夾破、囊腫抽吸術(shù)等內(nèi)鏡治療。

(3)療效評估標(biāo)準(zhǔn)：經(jīng)治療1年后隨訪，如患者腹痛、腹脹、腹瀉等臨床癥狀緩解或消失達3個月以上，或復(fù)查內(nèi)鏡示氣囊腫病灶較前縮小或消失，評估為治療有效。

結(jié) 果

1.臨床資料：16例患者中60歲以上者占62.5%(10/16)，81.3%(13/16)的患者繼發(fā)于其他基礎(chǔ)疾病，如胃腸道手術(shù)、2型糖尿病、消化道潰瘍、腸道息肉等；25.0%(4/16)的患者無任何臨床癥狀，75.0%(12/16)的患者有腹痛、腹瀉、腹脹等表現(xiàn)。病變發(fā)生于橫結(jié)腸者最多，占50.0%(8/16)，其他依次為升結(jié)腸(37.5%，6/16)、乙狀結(jié)腸(12.5%，2/16)。

2.結(jié)腸鏡及超聲內(nèi)鏡下表現(xiàn)：結(jié)腸鏡檢查發(fā)現(xiàn)單發(fā)氣囊腫患者12例(75.0%)，主要表現(xiàn)為單發(fā)泡狀氣囊腫，活檢鉗壓之變形；多發(fā)氣囊腫4例(25.0%)，結(jié)腸鏡下可見呈葡萄狀或串珠樣氣囊腫及圍繞腸腔的鵝卵石樣氣囊腫。超聲內(nèi)鏡下可見病灶起源于黏膜下層，呈無回聲改變，局部可見分隔。見圖1。

圖1 PCI患者結(jié)腸鏡及超聲內(nèi)鏡下表現(xiàn)(A：單發(fā)的泡狀氣囊腫；B：多發(fā)葡萄狀氣囊腫；C:活檢鉗壓之變形；D:病灶起源于黏膜下層，呈無回聲改變，局部可見分隔)

3.治療方案及預(yù)后：4例患者予臨床觀察，12例患者給予結(jié)腸鏡下囊腫抽吸術(shù)、囊腫夾破及藥物治療。隨訪6個月～5年，94%(15/16)的患者完全緩解，1例(6.3%)患者預(yù)后欠佳，仍有腹脹、間斷血便。16例PCI患者臨床特點及治療情況見表1。

表1 16例PCI患者臨床特點及治療情況

討 論

根據(jù)病因，PCI可分為原發(fā)性和繼發(fā)性：約15%的患者可能與接觸三氯乙烯有關(guān)，稱為原發(fā)性PCI；其余85%的患者多繼發(fā)于其他疾病，如消化道潰瘍、腸息肉、腸道手術(shù)、支氣管哮喘、自身免疫性疾病、血液腫瘤等，稱為繼發(fā)性PCI[1]。本病臨床較少見，隨著內(nèi)鏡技術(shù)的廣泛開展，其檢出率逐漸上升。國內(nèi)有研究顯示，隨著年齡增長，PCI發(fā)病率逐漸增加[2]。本研究中，60歲以上的患者達62.5%，可能與老年患者基礎(chǔ)疾病較多，易形成繼發(fā)性PCI有關(guān)。目前PCI確切的發(fā)病機制尚不明確，可能的推測如下：(1)腸道通透性增加：如腸道炎癥、梗阻、腸黏膜缺血、腸鏡檢查等導(dǎo)致腸黏膜損傷，腸道通透性增加，腸腔壓力增加，氣體積聚；(2)肺源性疾?。喝缏宰枞苑渭膊　⒎螝饽[、間質(zhì)性肺炎等，肺泡破裂，肺泡內(nèi)空氣泄漏，通過縱隔、腹膜后到達腸黏膜下，造成氣囊腫；(3)營養(yǎng)不良：營養(yǎng)不良者腸道內(nèi)碳水化合物吸收障礙，被細菌分解后產(chǎn)生大量氣體，造成結(jié)腸下氣囊腫；(4)腸道細菌感染：當(dāng)腸黏膜屏障受損，某些產(chǎn)氣菌如腸道梭狀芽孢桿菌、大腸桿菌等可進入腸壁內(nèi)產(chǎn)生氣體；(5)化學(xué)物質(zhì)和某些藥物的影響：某些服用分子靶向藥物如舒尼替尼、奧西替尼、貝伐單抗的腫瘤患者罹患PCI的概率增加，可能與藥物使用過程中腸道不良反應(yīng)增加、免疫屏障缺陷有關(guān)。某些肝移植術(shù)后的兒童有發(fā)生PCI的傾向，可能與類固醇激素的使用有關(guān)[3]。胡夢成等[4]搜集分析相關(guān)病例結(jié)果顯示長期口服α糖苷酶抑制劑致PCI的患者數(shù)量呈增加趨勢，且發(fā)病風(fēng)險和累及效應(yīng)與年齡呈正相關(guān)；(6)淋巴管擴張：由于淋巴管上皮細胞破裂后被組織細胞及巨細胞包埋，從而引起淋巴管內(nèi)氣體擴張，形成腸氣囊腫。

本研究中，有4例患者PCI繼發(fā)于胃腸道手術(shù)，推測手術(shù)中的機械損傷致胃腸道黏膜受損，氣體進入胃腸黏膜形成氣囊腫。病例9號繼發(fā)于甲狀腺功能減退癥，推測該患者由于原發(fā)病致腸道神經(jīng)病變、動力不足和功能障礙，腸道氣體積聚，形成氣囊腫。病例16號服用阿卡波糖2年，推測由于腸腔內(nèi)糖類大量積聚，細菌分解后產(chǎn)生大量氣體，加之合并胃潰瘍胃腸道動力差，腸腔內(nèi)壓增高，氣體進入腸黏膜下形成積氣囊腫。

PCI可發(fā)生于全消化道，但以結(jié)腸最為多見。部分患者無任何癥狀，部分可有腹瀉、腹脹、大便習(xí)慣改變等非特異性消化道癥狀，臨床主要依靠腸鏡、超聲內(nèi)鏡、腹部CT等檢查確診。國內(nèi)研究發(fā)現(xiàn)，腸單發(fā)氣囊腫好發(fā)于升結(jié)腸、橫結(jié)腸，臨床表現(xiàn)有腹痛、腹瀉傾向；多發(fā)氣囊腫則主要見于升結(jié)腸、乙狀結(jié)腸、降結(jié)腸，有腹痛、腫瘤標(biāo)記物升高傾向[1]。本研究中，腸道單發(fā)氣囊腫多見于橫結(jié)腸、升結(jié)腸，與上述研究一致。

目前對于PCI的治療尚無統(tǒng)一方案，結(jié)合國內(nèi)外文獻，總結(jié)經(jīng)驗性治療方案如下：(1)接觸三氯乙烯的原發(fā)性PCI患者，應(yīng)脫離接觸環(huán)境；無癥狀及基礎(chǔ)疾病者，無需特殊治療，約50%的患者可自愈。(2)內(nèi)科保守治療，是非手術(shù)治療的首選方法，包括積極治療原發(fā)病、胃腸減壓、調(diào)整飲食結(jié)構(gòu)、避免產(chǎn)氣類及油膩生冷食物、停用可疑藥物、調(diào)節(jié)腸道菌群、促進腸黏膜修復(fù)、使用抗生素等。(3)高壓氧治療，是目前公認(rèn)的治療PCI的有效方案：2～3個大氣壓下，1～2小時/天，治療時間為1周～1個月，大部分患者可獲得治愈[5]。(4)內(nèi)鏡治療，可行內(nèi)鏡下高頻電切除、活檢鉗夾破、穿刺針穿刺排氣、無水酒精注射等治療。但考慮到腸道氣囊腫中可能存在甲烷等易爆氣體，因謹(jǐn)慎使用氬氣刀切除。(5)手術(shù)治療，當(dāng)并發(fā)急性腸系膜缺血、腸道穿孔、梗阻時，需要行外科手術(shù)干預(yù)。(6)中醫(yī)中藥：結(jié)合中醫(yī)辯證方法，給予破氣消積、活血逐瘀、健脾滲濕、消腫散結(jié)等驗方，療效顯著,一般預(yù)后良好[6]。本研究中，我們對4例無癥狀患者未予任何治療，隨訪中無不適主訴，1年后復(fù)查結(jié)腸鏡顯示氣囊腫消失。該4例患者繼發(fā)于胃腸道手術(shù)后，且均為單發(fā)氣囊腫，因此建議對于繼發(fā)于術(shù)后的單發(fā)無癥狀PCI患者以臨床觀察為主。本研究中，對于以腹痛、腹瀉為主的患者，予曲美布汀、嗜酸桿菌片、谷氨酰胺等對癥治療；合并黏液便、血便、大便常規(guī)或血常規(guī)發(fā)現(xiàn)有白細胞增多者，則同時予喹諾酮類抗生素口服；對于內(nèi)科保守治療效果不佳的單發(fā)PCI患者，予活檢鉗夾破、囊腫抽吸術(shù)等內(nèi)鏡治療，效果較好。本研究中對4例患者予臨床觀察，11例予內(nèi)鏡及藥物保守治療后，大部分取得良好療效，癥狀完全緩解。但病例14號因合并2型糖尿病、白細胞減少癥及肝內(nèi)膽管結(jié)石病史30余年，治療效果欠佳，這可能與其病史較長、免疫調(diào)節(jié)功能差、胃腸道動力異常等有關(guān)。國外報道也指出，PCI如合并膿毒血癥，血氣分析提示pH值<7.3，碳酸氫鹽水平<20 mEq/L，乳酸水平>2 mmol/L，淀粉酶水平>200 μ/L和影像學(xué)檢查提示門靜脈積氣時，死亡風(fēng)險增加[7]。這也提示我們，在臨床工作中，需對腹痛、腹瀉等非特異性消化道癥狀提高警惕，以期早期發(fā)現(xiàn)，正確診斷，合理治療，從而改善預(yù)后，提高患者生活質(zhì)量。

綜上所述，PCI發(fā)病率低，多繼發(fā)于胃腸道手術(shù)、糖尿病、消化性潰瘍等疾病，尤其是老年人群，臨床癥狀無特異性。因此，對于此類患者出現(xiàn)腹痛、腹脹、腹瀉等癥狀時，應(yīng)常規(guī)進行內(nèi)鏡檢查。早期發(fā)現(xiàn)，正確診斷，及時治療，是改善PCI預(yù)后的關(guān)鍵。