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    子宮自然殺傷/T細(xì)胞淋巴瘤合并噬血細(xì)胞綜合征一例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

    2020-12-25 08:30:12田笛彭昊韓麗英徐慧
    關(guān)鍵詞:繼發(fā)性血細(xì)胞淋巴瘤

    田笛,彭昊,韓麗英,徐慧

    女性生殖系統(tǒng)原發(fā)性淋巴瘤(primary female genitalsystemlymphoma,PFGSL)是一種罕見的結(jié)外淋巴瘤,發(fā)生率僅占結(jié)外淋巴瘤的0.2%~1.1%,且大多數(shù)為侵襲性B細(xì)胞淋巴瘤,自然殺傷/T細(xì)胞淋巴瘤(natural killer/T-cell lymphoma,NKTCL)極為罕見[1]。子宮NKTCL侵襲性較高,早期診斷困難,誤診率高,預(yù)后難以預(yù)測(cè)[2]。噬血細(xì)胞綜合征(hemophagocytic syndrome,HPS)又稱噬血細(xì)胞性淋巴細(xì)胞增多癥,是一種免疫介導(dǎo)的致死性高炎癥反應(yīng)性疾病,其特征為巨噬細(xì)胞的全面激活,廣泛吞噬造血細(xì)胞[3]。HPS根據(jù)病因可分為原發(fā)性HPS和繼發(fā)性HPS,其中繼發(fā)性HPS可繼發(fā)于炎性疾病、感染、惡性腫瘤等。淋巴瘤相關(guān)HPS約占繼發(fā)性HPS的40%~50%,最常見于結(jié)外NKTCL[3-4]。現(xiàn)對(duì)1例子宮NKTCL合并HPS患者的病例資料進(jìn)行回顧,并總結(jié)其臨床和病理特征。

    1 病例報(bào)告

    患者 女,34歲,因不規(guī)則陰道出血2個(gè)月余,間斷發(fā)熱8 d,于2020年3月2日入院。患者近2個(gè)月無(wú)明顯誘因出現(xiàn)陰道不規(guī)則出血,量較多,偶有下腹痛,半個(gè)月前于外院行診刮術(shù),術(shù)后病理回報(bào):分泌樣子宮內(nèi)膜,部分圓形細(xì)胞(間質(zhì)樣細(xì)胞)密集增生,有一定異型性。刮宮后癥狀無(wú)明顯緩解,于外院行盆腔磁共振成像(MRI)示:子宮腫塊,考慮惡性腫瘤可能,肌層明顯受累,盆腔及雙側(cè)腹股溝淋巴結(jié)增多,部分腫大。肺部計(jì)算機(jī)斷層掃描(CT)未見明顯異常。血常規(guī)檢查示:白細(xì)胞計(jì)數(shù)(WBC)2.03×109/L,血紅蛋白(Hb)73 g/L,肝酶輕度升高。治療效果不佳,并出現(xiàn)寒戰(zhàn)高熱,遂轉(zhuǎn)入我院。既往史:剖宮產(chǎn)2次,余個(gè)人史及家族史無(wú)特殊。查體:體溫39.3℃,全身淺表淋巴結(jié)未觸及腫大及壓痛,脾大平臍上四橫指。婦科檢查:陰道內(nèi)可見積血,無(wú)異味,子宮增大如妊娠3個(gè)月余,質(zhì)軟,壓痛(±),雙附件區(qū)未觸及明顯異常。婦科彩色超聲檢查示:子宮內(nèi)實(shí)質(zhì)占位性病變,為大小7.1cm×4.6cm×4.8cm的稍低回聲,邊界較清,內(nèi)回聲不均勻。腹部彩色超聲檢查示:脾大(厚5.5 cm,縱徑19.1 cm)。血常規(guī)檢查示:WBC 2.47×109/L,Hb 80 g/L。凝血功能大致正常。肝腎功能檢查示:肝酶、膽紅素及血清尿酸升高。腫瘤標(biāo)志物檢查示:甲胎蛋白(AFP)、癌胚抗原(CEA)、人絨毛膜促性腺激素β亞單位(βhCG)、CA125、CA19-9、CA153 無(wú)異常??购丝贵w譜均陰性。乙肝五項(xiàng)及術(shù)前四項(xiàng)(甲肝、丙肝、艾滋、梅毒)陰性?;颊呷朐汉蠓磸?fù)高熱,血培養(yǎng)及抗酸染色(痰)未見異常,復(fù)查肺部CT未見異常。因陰道出血病程較長(zhǎng),止血效果欠佳,遂開腹探查,術(shù)中見淡紅色腹水約50 mL,留取送檢。脾大(輕度),肝膽、大網(wǎng)膜、腹膜、腸管及闌尾表面光滑;子宮增大,質(zhì)軟,表面充血,子宮前壁與膀胱及腹膜致密粘連,子宮后壁光滑,雙側(cè)附件未見明顯異常。行盆腔粘連松解、全子宮及雙側(cè)輸卵管切除術(shù),剖視子宮可見:子宮增大,前后肌壁肥厚,肌層結(jié)構(gòu)完全消失,呈灰白色病變,宮腔寬大,未見正常子宮內(nèi)膜,宮腔內(nèi)壁呈腦回樣改變,見圖1(見封三)。術(shù)中送快速病理檢查示:子宮黏膜小圓形細(xì)胞腫瘤,淋巴瘤待排除,涂片查見中-重度異型細(xì)胞。術(shù)中診斷:子宮腫瘤(淋巴瘤可能)。與患者家屬溝通后,其要求不擴(kuò)大手術(shù)范圍,術(shù)畢,術(shù)中出血約400 mL。術(shù)后病理回報(bào):子宮非霍奇金淋巴瘤(符合結(jié)外NKTCL),彌漫浸潤(rùn)內(nèi)膜及肌壁,宮旁未見瘤組織;雙側(cè)輸卵管輕度充血;腹腔沖洗液未見惡性瘤細(xì)胞,見圖2和3(見封三)。免疫組織化學(xué)檢查示:LCA(+),ACT(-),Des(-),CD34(-),CK(-),CD20(-),CD3(+),CD30(-),ALK(-),EMA(-),Bcl-2(+),Bcl-6(-),CD10(-),CyclinD1(-),GrB(+),CD56(+),CD43(-),CD45RO(+),TDT(-),CD21(-),CD5(-),PAX5(-),CD15(-),CD4(-),CD8(-),Ki-67 陽(yáng)性細(xì)胞數(shù)60%,EBER CISH(+)。

    圖1 子宮大體標(biāo)本

    圖2 HE染色鏡檢結(jié)果(×200)

    圖3 EBER顯色原位雜交結(jié)果(×200)

    患者術(shù)后持續(xù)發(fā)熱1周以上,日最高體溫均超過(guò)38.5℃,并于術(shù)后1周出現(xiàn)全身皮膚散在皮疹。復(fù)查血常規(guī)三系進(jìn)行性下降,凝血功能示血漿纖維蛋白原小于1.21 g/L,血清鐵蛋白>865.6 μg/L,三酰甘油>3.65 mmol/L,肝功能檢查示轉(zhuǎn)氨酶及膽紅素進(jìn)行性增高,乳酸脫氫酶(LDH)顯著升高,骨髓活檢見噬血細(xì)胞,診斷:子宮NKTCL合并HPS。給予抗炎、升血小板、升白細(xì)胞、輸血等對(duì)癥治療,因患者一般狀態(tài)差,未立即給予化療。病情無(wú)明顯好轉(zhuǎn),患者要求轉(zhuǎn)當(dāng)?shù)蒯t(yī)院治療,出院2周后死亡。

    2 討論

    2.1 流行病學(xué) NKTCL是少見的非霍奇金淋巴瘤亞型,主要是結(jié)外型,其發(fā)生與EB病毒(EBV)的感染有關(guān)[5]。在東亞及中南美洲的發(fā)病率明顯高于世界其他地區(qū)[6],大多數(shù)NKTCL來(lái)源于NK細(xì)胞,通常發(fā)生在鼻腔和上呼吸道[7]。有研究顯示,PFGSL最常見的部位是卵巢(37%,中位年齡48歲),其次是宮頸(21.4%,中位年齡49歲)、子宮(16.5%,中位年齡67歲)、陰道(11.8%,中位年齡57歲)和外陰(8.8%,中位年齡69歲)[8],另也有關(guān)于輸卵管相關(guān)病例的報(bào)道[9]。子宮NKTCL的發(fā)生率約占子宮惡性腫瘤的0.05%[10],因其臨床極為罕見,其流行病學(xué)相關(guān)信息多來(lái)自于個(gè)案和小樣本文獻(xiàn)報(bào)道,且與生殖系統(tǒng)的其他惡性腫瘤難以鑒別,誤診率高。

    HPS是一種罕見的危及生命的疾病,在歐洲國(guó)家年發(fā)病率約為1/80萬(wàn),可發(fā)生在各個(gè)年齡段,成人較多見,成人HPS中男女患病比例約為1∶7,平均發(fā)病年齡接近50歲[11],常累及多器官、多系統(tǒng)且進(jìn)行性加重,伴免疫功能紊亂,其發(fā)病機(jī)制尚不明確,有研究顯示可能與1型輔助性T細(xì)胞(Th1)反應(yīng)引起的細(xì)胞因子風(fēng)暴和嚴(yán)重炎癥相關(guān)[12]。HPS主要分為原發(fā)性和繼發(fā)性,遺傳突變是兒童原發(fā)性HPS最常見的病因,成人通常因感染、自身免疫性疾病或惡性腫瘤而發(fā)生繼發(fā)性HPS,其中病毒感染是最常見的誘因,在亞洲國(guó)家以EBV為主[11]。在惡性腫瘤引起的繼發(fā)性HPS中,淋巴瘤相關(guān)噬血細(xì)胞綜合征最為常見,且預(yù)后最差,常累及外周T細(xì)胞或NK細(xì)胞系[13]。HPS也可以由疫苗接種、手術(shù)(脾切除術(shù)、心臟手術(shù)、結(jié)腸切除術(shù)、肝切除術(shù)和產(chǎn)后)、嚴(yán)重?zé)齻退幬铮òㄉ镏苿┑日T發(fā)。目前繼發(fā)于淋巴瘤的HPS的發(fā)病機(jī)制尚不明確,有研究發(fā)現(xiàn)可能與Toll途徑進(jìn)化保守信號(hào)介導(dǎo)因子(evolutionarily conserved signaling intermediate in Toll pathways,ECSIT)基因V140A突變引起細(xì)胞因子風(fēng)暴有關(guān)[4]。

    2.2 臨床表現(xiàn)及診斷 子宮NKTCL臨床癥狀可表現(xiàn)為發(fā)熱、腹痛、腹脹、盆腔包塊或陰道出血,彩色超聲、CT、MRI等影像學(xué)檢查可提示病變累及范圍,但由于其臨床和影像學(xué)表現(xiàn)缺乏特異性,因此幾乎所有患者都是通過(guò)手術(shù)或活檢后行病理檢查確診。有研究認(rèn)為相比于手術(shù),穿刺活檢更適合用于診斷,因?yàn)槭中g(shù)有大出血等一系列不確定風(fēng)險(xiǎn),而穿刺活檢能顯著降低這些風(fēng)險(xiǎn)且更便捷[14],但穿刺獲得的組織可能包含較多壞死區(qū)域,增加診斷難度,易造成漏診、誤診,且穿刺路徑是否增加腫瘤種植、轉(zhuǎn)移風(fēng)險(xiǎn)仍需進(jìn)一步研究,故對(duì)此仍存爭(zhēng)議。目前子宮NKTCL的確診主要依賴于組織學(xué)形態(tài)特征和免疫組織化學(xué)、分子檢測(cè)等病理輔助檢查,其主要病理特征為腫瘤細(xì)胞常以血管為中心的浸潤(rùn)性生長(zhǎng)、破壞血管壁,伴有凝固性壞死和黏膜潰瘍形成。免疫表型多以CD56陽(yáng)性,且表達(dá)細(xì)胞毒性分子粒酶B、穿孔素或TIA-1,同時(shí)EBV陽(yáng)性[15]。

    HPS以持續(xù)發(fā)熱、肝脾腫大、全血細(xì)胞減少以及骨髓、肝、脾、淋巴結(jié)組織發(fā)現(xiàn)噬血現(xiàn)象為主要臨床表現(xiàn),也可出現(xiàn)神經(jīng)系統(tǒng)癥狀及皮疹等[13]。其診斷依據(jù)國(guó)際組織細(xì)胞學(xué)會(huì)于1991年提出2004年更新的HPS診斷指南,但應(yīng)注意的是,該標(biāo)準(zhǔn)主要應(yīng)用于兒童原發(fā)性HPS,并不能完全適用于繼發(fā)性HPS[16]。目前沒有任何一個(gè)特異性指標(biāo)可以快速診斷HPS,在臨床工作中,對(duì)于不明原因的持續(xù)高熱和多器官受累為表現(xiàn)的患者應(yīng)高度懷疑HPS。

    2.3 治療和預(yù)后 現(xiàn)階段子宮NKTCL暫無(wú)標(biāo)準(zhǔn)化的治療方案,臨床以手術(shù)、化療、放療以及生物治療等單個(gè)或多個(gè)治療相結(jié)合的方式,治療方式取決于患者的年齡、是否有生育要求、臨床分期及病理類型。文獻(xiàn)報(bào)道的大多數(shù)患者均接受了手術(shù)治療,手術(shù)目的多為明確病理診斷或減輕腫瘤負(fù)荷,目前關(guān)于子宮NKTCL的手術(shù)范圍尚無(wú)共識(shí)。對(duì)于子宮NKTCL的患者,多采用手術(shù)后化療的治療方式,NKTCL對(duì)傳統(tǒng)的環(huán)磷酰胺+阿霉素+長(zhǎng)春新堿+強(qiáng)的松(CHOP)方案不敏感,且存在多藥耐藥。隨著相關(guān)研究證據(jù)和臨床經(jīng)驗(yàn)的不斷積累,現(xiàn)培門冬酶+吉西他濱+奧沙利鉑(P-GEMOX)方案被列為治療結(jié)外NKTCL的一線方案,并列入美國(guó)國(guó)家綜合癌癥網(wǎng)絡(luò)(NCCN)指南,其臨床療效、安全性較為可觀,化療療程一般在4~6個(gè)周期為宜,完全緩解后宜再行2~3個(gè)療程鞏固療效[17]。但其治療效果存在個(gè)體差異,該方案的治療效果有待進(jìn)一步研究驗(yàn)證。

    子宮NKTCL預(yù)后差,據(jù)相關(guān)個(gè)案報(bào)道,1例41歲的患者在行子宮切除術(shù)后54 d(0.15年)死亡[18],另1例在經(jīng)穿刺活檢確診后,接受了6個(gè)周期的依托泊苷+環(huán)磷酰胺+阿霉素+長(zhǎng)春新堿+強(qiáng)的松(ECHOP)方案化療后死于疾病進(jìn)展和淋巴瘤相關(guān)的HPS[19]。

    HPS臨床表現(xiàn)及相關(guān)輔助檢查結(jié)果缺乏特異性,病因復(fù)雜,臨床罕見,易誤診誤治。2014年發(fā)表在《柳葉刀》雜志上的一項(xiàng)研究指出,在成人HPS的治療上主要有3個(gè)重點(diǎn):①根據(jù)具體情況應(yīng)給予相應(yīng)的對(duì)癥支持治療(重癥監(jiān)護(hù)、糾正全血細(xì)胞低、抗感染治療等);②消除誘發(fā)HPS的誘因;③用免疫調(diào)節(jié)劑(如糖皮質(zhì)激素藥物、環(huán)孢素)和(或)細(xì)胞毒藥物(依托泊苷)抑制炎癥反應(yīng)及腫瘤細(xì)胞增殖,以及生物治療(利妥昔單抗、英夫利昔單抗、依那西普)等。在EBV感染相關(guān)的淋巴瘤相關(guān)HPS患者中,利妥昔單抗被認(rèn)為可能是一種補(bǔ)救治療選擇,但對(duì)于潛在病因不明的HPS,不推薦單獨(dú)應(yīng)用生物抑制劑治療[11]。此外,靜脈注射免疫球蛋白也被證實(shí)對(duì)于不同原因引起的成人HPS治療效果良好。繼發(fā)于惡性腫瘤的HPS,特別是淋巴瘤相關(guān)的HPS預(yù)后尤為不良,有研究顯示年齡>30歲、高血清鐵蛋白、血小板重度減少、未接受依托泊苷治療及低白蛋白血癥也是HPS預(yù)后不良的危險(xiǎn)因素[20]。

    綜上,子宮NKTCL合并HPS臨床極為罕見,臨床表現(xiàn)缺乏特異性,病情兇險(xiǎn),易誤診誤治。對(duì)該類疾病應(yīng)早期識(shí)別及診治,以期改善預(yù)后。

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