頸部淋巴結(jié)結(jié)核致皮膚-淋巴結(jié)-咽瘺一例

石磊 李蕾蕾 李洪偉 陳輝 王軍 宋言崢

頸部淋巴結(jié)結(jié)核是常見(jiàn)的肺外結(jié)核之一，占淋巴結(jié)結(jié)核的80%～90%[1]。其臨床癥狀不典型，早期多表現(xiàn)為逐漸增大的無(wú)痛性腫塊，若診治及時(shí)，大部分患者經(jīng)正規(guī)抗結(jié)核藥品治療均可治愈[2]，但仍有10.1%～31.6%的患者病情進(jìn)展，形成局部膿腫、皮膚破潰、瘺道形成，或肺門縱隔淋巴結(jié)結(jié)核致淋巴結(jié)-支氣管瘺，需要較長(zhǎng)時(shí)間引流方能愈合[3]。而頸部淋巴結(jié)結(jié)核導(dǎo)致皮膚-淋巴結(jié)-咽瘺鮮見(jiàn)報(bào)道。筆者對(duì)上海市公共衛(wèi)生臨床中心收治的1例因頸部淋巴結(jié)結(jié)核導(dǎo)致皮膚-淋巴結(jié)-咽瘺患者進(jìn)行報(bào)道，旨在為臨床工作提供借鑒。

臨床資料

患兒，男，8歲1個(gè)月。因“發(fā)現(xiàn)頸部數(shù)枚腫大淋巴結(jié)3年 7個(gè)月，反復(fù)破潰2年，破潰口流出進(jìn)食液體1個(gè)月”于2019年8月12日入住上海市公共衛(wèi)生臨床中心。

患兒3年7個(gè)月前因受涼后出現(xiàn)發(fā)熱，體溫最高達(dá)39.0 ℃，伴咳嗽、流涕；1周后出現(xiàn)左側(cè)頸部腫大包塊，因毗鄰甲狀腺左葉，當(dāng)?shù)鼐C合醫(yī)院初步診斷為急性甲狀腺炎，給予頭孢曲松鈉抗感染治療7 d，腫塊無(wú)明顯消退；血液結(jié)核感染T細(xì)胞斑點(diǎn)試驗(yàn)(T-SPOT.TB)檢查報(bào)告早期分泌抗原靶6(ESAT-6)和培養(yǎng)濾液蛋白10(CFP-10)均>20個(gè)，疑診為頸部淋巴結(jié)結(jié)核。2016年1月11日轉(zhuǎn)入上海市公共衛(wèi)生臨床中心結(jié)核內(nèi)科治療。入院后行頸部淋巴結(jié)穿刺檢查：抗酸桿菌涂片陽(yáng)性；膿性分泌物結(jié)核分枝桿菌MGIT 960液體培養(yǎng)陽(yáng)性；結(jié)核分枝桿菌MPB64抗原檢測(cè)陽(yáng)性。胸部CT增強(qiáng)掃描：肺部未見(jiàn)明顯異常。診斷為頸部淋巴結(jié)結(jié)核，應(yīng)用H-R-Z-E方案(R:利福平,0.45 g/d；H：異煙肼0.3 g/d；E：乙胺丁醇， 0.5 g/d；Z：吡嗪酰胺，0.75 g/d；均為1次/d)行規(guī)律抗結(jié)核治療2個(gè)月，頸部腫大淋巴結(jié)逐步消退后出院，居家隨診治療6個(gè)月后自行停藥。2年前再次出現(xiàn)頸部腫塊復(fù)發(fā)，無(wú)明顯全身結(jié)核癥狀，于當(dāng)?shù)鼐C合醫(yī)院依據(jù)原方案繼續(xù)行規(guī)律抗結(jié)核藥品治療2年，但頸部淋巴結(jié)病灶反復(fù)破潰，有淡黃色積液或干酪樣物質(zhì)溢出，圖1為入院前2個(gè)月時(shí)頸部淋巴結(jié)結(jié)核破潰前表現(xiàn)。至本次入院前1個(gè)月，出現(xiàn)自破潰口流出進(jìn)食液體的現(xiàn)象。

入院檢查：體溫36.5 ℃、脈搏89次/min、呼吸頻率18次/min、血壓 89/56 mm Hg(1 mm Hg=0.133 kPa)?；純撼i部可觸及腫大的數(shù)枚淋巴結(jié)(大者最大徑約2 cm)、1處頸部皮膚瘺口伴周圍瘢痕形成外(圖2)，無(wú)其他明顯臨床表現(xiàn)及不適。指示患兒飲用牛奶時(shí)觀察到有牛奶自皮膚破口流出，且破口可隨吞咽動(dòng)作上下移動(dòng)。實(shí)驗(yàn)室檢查：白細(xì)胞(WBC)6.09×109/L；血紅細(xì)胞沉降率(ESR)4 mm/1 h。痰抗酸桿菌涂片鏡檢陰性；結(jié)核抗體檢查陰性；T-SPOT.TB檢查ESAT-6和CFP-10均>20個(gè)。影像學(xué)檢查：經(jīng)瘺口以10 ml注射器注入復(fù)方泛影葡胺，可見(jiàn)對(duì)比劑由瘺道口通向咽底部(圖3)；胸部CT增強(qiáng)掃描肺部未見(jiàn)明確異常，甲狀腺左葉體積縮小及強(qiáng)化不均勻；頸部CT增強(qiáng)掃描可見(jiàn)左側(cè)甲狀腺旁有少許游離氣體，上段食管壁可疑增厚；雙側(cè)頸部間隙多發(fā)輕度腫大淋巴結(jié)。

手術(shù)治療過(guò)程：術(shù)區(qū)常規(guī)消毒鋪巾，以原瘺道口置入留置針，向瘺道內(nèi)注射稀釋后的亞甲基藍(lán)以明確瘺道走向及位置，引導(dǎo)手術(shù)具體操作。為防止亞甲基藍(lán)外溢，在瘺道口行荷包縫合。在胸鎖乳突肌前方，沿皮膚瘺口周圍做長(zhǎng)約4 cm的梭形切口，沿瘺道分離，可見(jiàn)藍(lán)染的瘺道通向咽部。在瘺道根部，縫扎切斷瘺道，殘端包埋，切除周圍腫大明顯的淋巴結(jié)2枚。術(shù)中未見(jiàn)腫大的淋巴結(jié)融合，但淋巴結(jié)內(nèi)可見(jiàn)干酪樣物質(zhì)，完整切除病變的淋巴結(jié)。清創(chuàng)后淋巴結(jié)殘腔內(nèi)留置利福平藥粉0.3 g，并放置引流膠條，逐層縫合切口，術(shù)中出血約5 ml。

圖1～3 患兒，男，8歲1個(gè)月。淋巴結(jié)結(jié)核并發(fā)皮膚-淋巴結(jié)-咽瘺。圖1為本次入院前2個(gè)月頸部淋巴結(jié)結(jié)核破潰前淋巴結(jié)外觀。圖2為入院時(shí)頸部破潰瘺口，伴周圍瘢痕形成。圖3 為經(jīng)體表瘺口造影，顯示對(duì)比劑由瘺道口通向咽底部

術(shù)后及回訪：術(shù)后1 d患兒即可進(jìn)半流食，未觀察到有液體及食物殘?jiān)砸骺谕庖?。術(shù)后5 d出院。出院后繼續(xù)采用H-R-Z-E方案行規(guī)律抗結(jié)核治療。術(shù)后1個(gè)月門診復(fù)查，可見(jiàn)頸部切口愈合良好，無(wú)發(fā)熱癥狀，進(jìn)食時(shí)無(wú)液體及食物外溢。

討 論

兒童頸部淋巴結(jié)腫大比較常見(jiàn)，部分表現(xiàn)不具有明確的臨床意義，但也可能提示嚴(yán)重的感染性疾病或是嚴(yán)重的基礎(chǔ)疾病。目前，已知有多種病原體感染均可造成頸部淋巴結(jié)腫大，如病毒、細(xì)菌、真菌、螺旋體、寄生蟲、腫瘤等。頸部淋巴結(jié)結(jié)核由結(jié)核分枝桿菌侵入頸部淋巴結(jié)引起，是常見(jiàn)的一種肺外結(jié)核，多見(jiàn)于<40歲的青少年及女性患者[4]。頸部淋巴結(jié)結(jié)核發(fā)病緩慢，早期缺乏結(jié)核病的典型特征表現(xiàn)，多以頸部無(wú)痛性腫塊就診，多見(jiàn)于單側(cè)、右側(cè)[5]；影像學(xué)表現(xiàn)與其他淋巴結(jié)病變也難以辨別，常易誤診、誤治[6]，而PPD試驗(yàn)和T-SPOT.TB檢測(cè)有較高的敏感度，可作為淋巴結(jié)結(jié)核診斷的重要輔助檢查手段。本例患兒患病早期就診于綜合醫(yī)院，初步疑診為甲狀腺炎，經(jīng)診斷性抗感染治療未見(jiàn)好轉(zhuǎn)，行血T-SPOT.TB檢查陽(yáng)性后，考慮為頸部淋巴結(jié)結(jié)核而轉(zhuǎn)至我院，并得以明確診斷。提示綜合醫(yī)院在診治淋巴結(jié)腫大患者時(shí)，應(yīng)積極行PPD試驗(yàn)和T-SPOT.TB檢測(cè)，以排除結(jié)核感染。而且，多項(xiàng)研究顯示，單純頸部淋巴結(jié)結(jié)核多于頸部淋巴結(jié)結(jié)核并發(fā)肺結(jié)核患者[3, 6-7]，提示即使部分淋巴結(jié)腫大患者的胸部X線攝影顯示正常，也不能因此排除頸部淋巴結(jié)結(jié)核的可能，應(yīng)積極行活檢組織病理學(xué)檢查以明確診斷。本例患者從發(fā)病以來(lái)，全身結(jié)核癥狀不明顯，胸部影像學(xué)檢查正常，無(wú)肺結(jié)核表現(xiàn)，經(jīng)淋巴結(jié)穿刺檢查得以確診。

對(duì)于頸部淋巴結(jié)結(jié)核，應(yīng)注意與非結(jié)核分枝桿菌性淋巴結(jié)炎和腫瘤性淋巴結(jié)腫大相鑒別。前者通常表現(xiàn)為單側(cè)，一般直徑<4 cm，在數(shù)周內(nèi)緩慢增大，表面皮膚逐漸由粉紅色變?yōu)樽仙?，可以破潰而形成竇道[8]，確診仍需要經(jīng)過(guò)結(jié)核分枝桿菌培養(yǎng)、菌種鑒定及PCR檢測(cè)；而后者也是造成兒童頸部淋巴結(jié)腫大的原因之一，在美國(guó)，霍奇金淋巴瘤約占兒童期癌癥的7%，兒童期癌癥死亡的1%[9]，但目前病因不清，可能與病毒及免疫功能缺陷有關(guān)[10-12]；其早期癥狀不明顯，可表現(xiàn)為無(wú)痛性淋巴結(jié)腫大，通常累及頸部、鎖骨上和腋窩淋巴結(jié)，較少累及腹股溝淋巴結(jié)；可能伴有乏力、厭食和體質(zhì)量減輕等全身不適癥狀；通常需要行淋巴結(jié)穿刺病理活檢以明確診斷。

頸部淋巴結(jié)結(jié)核根據(jù)超聲聲像圖表現(xiàn)可以分為4型，即急性炎癥型(Ⅰ型)、干酪壞死型(Ⅱ型)、寒性膿腫型(Ⅲ型)、愈合鈣化型(Ⅳ型)[13]。本例患兒頸部淋巴結(jié)結(jié)核病史3年，在規(guī)律全程抗結(jié)核藥品治療2年內(nèi)，反復(fù)在頸部淋巴結(jié)內(nèi)部出現(xiàn)壞死液化、膿腫，并向周圍軟組織穿透形成瘺道，破潰流膿，超聲表現(xiàn)為囊性或囊實(shí)性，考慮為淋巴結(jié)寒性膿腫型，其液化、膿腫不利于抗結(jié)核藥品進(jìn)入病灶，導(dǎo)致病情遷延不愈。提示當(dāng)患者出現(xiàn)瘺道時(shí)，一定要重視瘺道病灶內(nèi)的藥品濃度問(wèn)題，僅口服藥品治療是否有效？本例患兒雖然行規(guī)律抗結(jié)核藥品治療2年，但因瘺道的存在而致病情遷延不愈，應(yīng)引起臨床醫(yī)師的重視。患兒入院前1 個(gè)月，頸部淋巴結(jié)結(jié)核膿腫再次破潰，出現(xiàn)皮膚-淋巴結(jié)-咽瘺，可能因?yàn)橹邦i部淋巴結(jié)破潰后形成皮膚瘢痕，而軟組織內(nèi)的淋巴結(jié)仍持續(xù)壞死液化，因瘢痕皮膚張力較大，再次形成皮膚瘺口困難，則液化的膿液向咽底部突破，繼而形成咽瘺；咽瘺形成后，進(jìn)食過(guò)程中造成食物殘?jiān)诏浀罋埗舜媪?，繼發(fā)細(xì)菌感染，膿液增加，瘺道內(nèi)壓力增大，最終再次突破皮膚，形成皮膚-淋巴結(jié)-咽瘺。因患兒在進(jìn)食流質(zhì)食物時(shí)，有液體食物自瘺口外溢，嚴(yán)重影響了學(xué)習(xí)生活，經(jīng)過(guò)保守治療無(wú)好轉(zhuǎn)，需外科手術(shù)治療。

為制定詳細(xì)手術(shù)方案，患兒術(shù)前采用經(jīng)瘺道口注射復(fù)方泛影葡胺造影，明確了瘺道末端位于咽食管隱窩內(nèi)。術(shù)中再行瘺道內(nèi)注射亞甲基藍(lán)以明確瘺道走向、位置，為完整切除竇道、殘端荷包縫合包埋提供了保障。患兒手術(shù)順利，術(shù)后1 d即可進(jìn)半流食，進(jìn)食時(shí)無(wú)液體及食物殘?jiān)砸骺谕庖纭Ｐg(shù)后5 d即切口愈合良好而出院。

綜上所述，應(yīng)盡早以病理及細(xì)胞學(xué)檢查明確頸部淋巴結(jié)腫大患者的診斷，以便進(jìn)行及時(shí)治療。并重視發(fā)生頸部淋巴結(jié)結(jié)核壞死、液化、反復(fù)破潰而形成皮膚-淋巴結(jié)瘺的患者，注意觀察瘺道結(jié)核病灶的治療情況，及時(shí)調(diào)整治療方案，以避免病情遷延不愈或致耐藥形成。