應(yīng)用栓塞彈簧圈宮內(nèi)介入性治療巨大胎盤(pán)血管瘤1例

何薇 吳菁* 葉志球 尚寧 李歡 趙馨 石曉梅賀小明 陳丹 劉成義 呂莉娟 張國(guó)強(qiáng)

(1.廣東省婦幼保健院 醫(yī)學(xué)遺傳中心，廣東 廣州 511400； 2. 廣東省婦幼保健院放射科，廣東 廣州 511400；3. 廣東省婦幼保健院 超聲診斷科，廣東 廣州 511400；4. 廣東省婦幼保健院 輸血科，廣東 廣州 511400；5. 廣東省婦幼保健院 醫(yī)務(wù)科，廣東 廣州 511400)

胎盤(pán)絨毛膜血管瘤是胎盤(pán)中最常見(jiàn)的非滋養(yǎng)細(xì)胞良性腫瘤，發(fā)生率約為0.29%～1%[1]，體積小且單發(fā)的胎盤(pán)絨毛膜血管瘤一般無(wú)臨床癥狀，只有在胎盤(pán)組織學(xué)精細(xì)的檢查中才會(huì)發(fā)現(xiàn)，因此其總體發(fā)病率被認(rèn)為是低估的。根據(jù)瘤體的大小，生長(zhǎng)在胎盤(pán)的部位及超聲影像學(xué)檢查手段的差異，其檢出率有所不同。胎盤(pán)絨毛膜血管瘤瘤體直徑在4～5cm以上，稱(chēng)為巨大胎盤(pán)血管瘤[2]。目前國(guó)內(nèi)外報(bào)道的病例，胎盤(pán)絨毛膜血管瘤直徑在10cm以上的較少。針對(duì)巨大胎盤(pán)血管瘤的治療，主要是糾正母胎合并癥，如羊水過(guò)多進(jìn)行的羊水減量書(shū)，糾正胎兒貧血進(jìn)行的宮內(nèi)輸血等，根治性治療的病例報(bào)道較少見(jiàn)。本文就近期在我中心進(jìn)行的，應(yīng)用栓塞彈簧圈介入性治療1例巨大胎盤(pán)絨毛膜血管瘤進(jìn)行病例總結(jié)及經(jīng)驗(yàn)分享。

1 臨床資料

孕婦26歲，初次妊娠，孕24+周，2019年6月26日因外院超聲提示：胎兒心胸比增大，心包積液，胎兒胎盤(pán)血管瘤(77mm×54mm)，胎兒大腦中動(dòng)脈峰值流速(MCA-PSV)增加。6月27日轉(zhuǎn)診至廣東省婦幼保健院，本院復(fù)查超聲提示：胎兒心臟增大(心胸面積比0.48，心胸橫徑比0.62)、心包積液(最大深度約4mm)、二、三尖瓣反流，胎盤(pán)增厚。胎盤(pán)實(shí)性占位性病變—胎盤(pán)絨毛血管瘤聲像(大小約：81mm×63mm)，MCA-PSV ：53cm/s。診斷：胎盤(pán)巨大絨毛膜血管瘤，胎兒心包積液。因胎MCA-PSV大于1.5MoM，考慮胎兒貧血可能。與孕婦及家屬交代風(fēng)險(xiǎn)及胎兒預(yù)后不良可能，建議臍血穿刺術(shù)，以判斷胎兒貧血程度及排除胎兒染色體異常等。

于2019年6月28日在本中心行臍血穿刺術(shù)，臍血結(jié)果HGB：68g/L，HCT：24.2%， TORCH-IgM(-)，臍血染色G顯帶未見(jiàn)異常，臍血染色體微陣列分析未見(jiàn)異常。緊急配血，當(dāng)日下午進(jìn)行宮內(nèi)輸血治療，術(shù)后臍血HGB：94g/L，HCT：29.4%。術(shù)后第3天(6月29日)胎兒胎盤(pán)血管瘤大小約：95mm×67mm。術(shù)后第3天復(fù)查(7月1日)：胎兒頭部皮膚水腫(最厚4.3mm)，胎兒胎盤(pán)血管瘤大小約：96mm×74mm，心胸橫徑比0.70，心包積液，二、三尖瓣反流，MCA-PSV：60.68cm/s，考慮胎盤(pán)血管瘤持續(xù)性增大，不排除胎兒貧血加重可能，僅宮內(nèi)輸血對(duì)病情的緩解作用不大，考慮進(jìn)行胎盤(pán)血管瘤介入性治療。于2019年7月3日邀請(qǐng)超聲診斷科、放射科、產(chǎn)前診斷中心及醫(yī)務(wù)科等相關(guān)專(zhuān)家參與胎兒醫(yī)學(xué)多學(xué)科會(huì)診，告知胎兒在宮內(nèi)可能存在的缺血缺氧幾率及預(yù)后，經(jīng)超聲診斷科及放射科綜合評(píng)估胎盤(pán)內(nèi)血管動(dòng)靜脈分支走行、管徑大小及手術(shù)方式的選擇，綜合各種巨大胎盤(pán)血管瘤介入性治療方式，考慮放置彈簧圈安全系數(shù)較大，孕婦及家屬知情同意后，在7月3日下午進(jìn)行胎盤(pán)血管瘤內(nèi)畸形血管彈簧圈栓塞術(shù)。術(shù)前測(cè)量瘤體大小約127mm×74.8mm,經(jīng)超聲引導(dǎo)下經(jīng)皮穿刺入孕婦胎盤(pán)血管瘤內(nèi)供血?jiǎng)用}，可見(jiàn)血液回流，經(jīng)穿刺針?biāo)腿隡WCE-18S-6/2栓塞彈簧圈1枚，MWCE-18S-5/2栓塞彈簧圈3枚，超聲監(jiān)視下見(jiàn)栓塞彈簧圈釋放位置良好，栓塞動(dòng)脈血流減慢，血流減少。介入術(shù)后第1天(7月4日)超聲提示：腫塊內(nèi)部可見(jiàn)血流信號(hào)減少。

隨后定期復(fù)查超聲，血管瘤未繼續(xù)增大，腫塊內(nèi)血流逐漸減少至消失，孕婦一般情況好。介入術(shù)后第13天(7月16日)超聲提示：羊水暗區(qū)13mm，羊水指數(shù)52mm。胎盤(pán)絨毛血管瘤腫塊內(nèi)部未見(jiàn)彩色血流信號(hào)分布。胎兒全身皮膚水腫(最厚10.6mm)，胎兒心臟增大、心包積液、二、三尖瓣反流，MCA-PSV：60.68cm/s，腸管回聲增強(qiáng)(I級(jí))，膀胱未見(jiàn)顯示。胎兒整體情況并沒(méi)有好轉(zhuǎn)，且伴有頭部水腫，提示預(yù)后不良可能性大，孕婦及家屬經(jīng)考慮后決定終止妊娠。于7月19日分娩一死嬰，胎盤(pán)可見(jiàn)一游離結(jié)節(jié)樣組織(大小約120mm×90mm×50mm)，在X光下結(jié)節(jié)內(nèi)可見(jiàn)孕期放置的4枚栓塞彈簧圈，且未移位(如圖1)。

圖1a.腫瘤位于臍帶插入部位附近并含有豐富血管；b.胎盤(pán)血管瘤內(nèi)的低阻力型動(dòng)脈血流；c.放置栓塞彈簧圈前胎盤(pán)絨毛膜血管瘤的大小；d.磁共振檢查胎盤(pán)及胎盤(pán)絨毛膜血管瘤情況；e.放置栓塞彈簧圈后胎盤(pán)絨毛膜血管瘤內(nèi)的血流消失；f.X線下胎盤(pán)絨毛膜血管瘤內(nèi)孕期放置的4枚栓塞彈簧圈位置

2 討論

大多數(shù)胎盤(pán)絨毛膜血管瘤病例孕期以期待管理治療為主，若有母胎并發(fā)癥，需根據(jù)孕周采取針對(duì)性的處理。母胎并發(fā)癥包括羊水過(guò)多、先兆子癇、胎盤(pán)早剝、胎膜早破、胎兒生長(zhǎng)受限、胎兒非免疫性水腫、貧血，早產(chǎn)甚至胎死宮內(nèi)等[3]。對(duì)于病情復(fù)雜的病例，當(dāng)并發(fā)癥發(fā)生在孕晚期，胎兒心功能出現(xiàn)嚴(yán)重障礙或母體有嚴(yán)重并發(fā)癥時(shí)，應(yīng)建議及時(shí)終止妊娠；當(dāng)并發(fā)癥發(fā)生在孕中期，應(yīng)采取干預(yù)措施及支持治療，盡量延長(zhǎng)孕周。國(guó)內(nèi)外有報(bào)道的主要治療方法有羊水減量治療羊水過(guò)多、胎兒宮內(nèi)輸血糾正胎兒貧血[4]、口服吲哚美辛或地高辛治療孕婦水腫[5]、胎兒鏡激光阻斷或射頻凝固瘤體內(nèi)血供[6]、瘤體內(nèi)應(yīng)用組織物進(jìn)行血管栓塞,包括無(wú)水酒精、微線圈或組織膠[7-9]。

本院栓塞彈簧圈主要用于血管性及非血管性介入治療，如全身各部位動(dòng)靜脈畸形、動(dòng)靜脈瘺、靜脈畸形、動(dòng)脈夾層、血管瘤、產(chǎn)后出血的介入栓塞、輸卵管栓塞等，該項(xiàng)目已開(kāi)展6年，其栓塞臨床效果好且安全。目前國(guó)內(nèi)沒(méi)有應(yīng)用栓塞彈簧圈治療胎盤(pán)絨毛膜血管瘤的報(bào)道，經(jīng)本例臨床實(shí)踐，證實(shí)該方法安全，栓塞彈簧圈能填塞靶血管，之后栓塞彈簧圈周?chē)难喊l(fā)生血栓凝集，產(chǎn)生阻斷效應(yīng)，可避免栓塞組織物流入胎兒或孕婦體內(nèi)，適用于巨大胎盤(pán)絨毛膜血管瘤的根治性治療。操作前，應(yīng)反復(fù)評(píng)估擬栓塞靶血管動(dòng)靜脈的歸屬，血管內(nèi)徑大小，對(duì)比選擇栓塞彈簧圈外徑尺寸。一般建議栓塞胎盤(pán)內(nèi)血管是胎兒的動(dòng)脈分支。

本例病例，因孕婦發(fā)現(xiàn)胎盤(pán)絨毛膜血管瘤時(shí)，其瘤體體積較大，伴有胎兒出現(xiàn)高動(dòng)力血液循環(huán)表現(xiàn)，如心臟增大、心包積液、二尖瓣三尖瓣反流及大腦中動(dòng)脈峰值流速增加，提示胎兒在孕中期已經(jīng)進(jìn)入代償期甚至失代償期，即使之后糾正胎兒貧血，并對(duì)胎盤(pán)絨毛膜血管瘤的血供進(jìn)行阻斷，胎兒自身情況仍然難以恢復(fù)，后期出現(xiàn)的胎兒頭部水腫及羊水過(guò)少，提示胎兒較后較差[2，10]。該病例證明栓塞彈簧圈應(yīng)用于胎盤(pán)絨毛膜血管瘤的血管栓塞治療效果好且安全。提醒臨床醫(yī)生對(duì)于胎兒附屬物的檢查及咨詢不可掉以輕心，一旦發(fā)現(xiàn)胎盤(pán)絨毛膜血管瘤，應(yīng)詳細(xì)掃查胎兒全身情況，注意胎兒大腦中動(dòng)脈峰值流速，同時(shí)建議動(dòng)態(tài)監(jiān)測(cè)超聲，以免錯(cuò)失最佳治療時(shí)機(jī)。