綜合治療僅累及腕手部的腦卒中后復(fù)雜性區(qū)域疼痛綜合征1例報道

金麗霞，王瑜元，華艷，孫莉敏，白玉龍

復(fù)旦大學(xué)附屬華山醫(yī)院康復(fù)醫(yī)學(xué)科，上海市200040

復(fù)雜性區(qū)域疼痛綜合征(complex regional pain syndrome,CRPS)是一種不按皮區(qū)及神經(jīng)分布的持續(xù)性局部神經(jīng)病理性疼痛，伴自主神經(jīng)功能紊亂、運動功能減退、組織營養(yǎng)異常等。CRPS 發(fā)病機理十分復(fù)雜，可能涉及多種機制共同作用，至今仍不十分清楚，診斷主要依據(jù)臨床癥狀和體征，治療方法多種多樣，至今沒有形成統(tǒng)一、規(guī)范的治療方案，尤其是慢性階段的治療極具挑戰(zhàn)。本文對1 例腦卒中后CRPS 患者進行綜合訓(xùn)練。報道如下。

1 病歷摘要

患者男性，63 歲，2018 年1 月因“左側(cè)肢體活動不利伴麻木1 月”入院。患者2017 年12 月12 日無明顯誘因突發(fā)左側(cè)肢體活動不利，伴麻木，無意識喪失，無惡心嘔吐、飲水嗆咳。當(dāng)?shù)蒯t(yī)院急診，頭顱CT 提示右側(cè)丘腦出血，破入腦室。予止血、抗感染、止咳祛痰、營養(yǎng)神經(jīng)等治療，病情穩(wěn)定，遺留左側(cè)偏癱。2018 年1 月11 日本科就診，為進一步康復(fù)治療收住院。既往高血壓病史數(shù)年，血壓控制可。

查體見左側(cè)肢體肌力弱，肩Ⅲ+級，屈肘Ⅳ級，伸肘Ⅱ級，前臂旋前旋后Ⅳ級，腕Ⅳ級，指Ⅳ級，屈髖Ⅲ級，伸膝Ⅳ級，屈膝Ⅱ級，踝Ⅱ+級，趾Ⅱ+級。髖內(nèi)收肌張力Ⅰ級，余肌張力不高。輕觸覺減退。腱反射活躍。左側(cè)巴氏征(+)，左側(cè)Hoffman 征(+)。左側(cè)Brunnstrom 分期Ⅲ-Ⅴ-Ⅲ期。改良Barthel指數(shù)30分。

入院診斷：腦出血，左側(cè)偏癱；高血壓Ⅲ期，很高危。

予偏癱肢體綜合訓(xùn)練、作業(yè)療法、手功能訓(xùn)練、平衡訓(xùn)練、氣壓、電子生物反饋、針灸、經(jīng)顱磁刺激(transcranial magnetic stimulation,TMS)、電動起立床、等速肌力訓(xùn)練等治療。由于左下肢運動功能更差，重點進行左下肢肌力和功能訓(xùn)練，左側(cè)肢體肌力逐漸改善，能在助行器幫助下行走。

經(jīng)一個多月治療后再次查體，左側(cè)肢體肌力肩Ⅳ級，屈肘Ⅳ+級，伸肘Ⅳ級，前臂旋前旋后Ⅳ級，腕Ⅳ級，指Ⅳ級，屈髖Ⅲ+級，伸膝Ⅳ+級，屈膝Ⅲ+級，踝Ⅱ+級，趾Ⅱ+級。肌張力不高。輕觸覺減退。腱反射活躍。左側(cè)巴氏征(+)，左側(cè)Hoffman 征(+)。左側(cè)Brunnstrom分期Ⅴ-Ⅴ-Ⅳ期。改良Barthel指數(shù)50分。

時近春節(jié)，患者要求出院。2周后再次住院康復(fù)，患者左手出現(xiàn)屈曲疼痛，伴痛覺過敏，皮膚顏色改變、腫脹。無外傷史。予微波、超聲波等理療效果不佳。

骨密度：股骨頸T 值-2.81，Z 值-2.51；腰椎T值-1.44，Z 值-1.00。左手X 線片：左手掌指骨、左腕關(guān)節(jié)諸骨骨質(zhì)疏松明顯伴退行性改變。三相骨掃描：血流相及血池相兩側(cè)肩關(guān)節(jié)、腕關(guān)節(jié)、掌指關(guān)節(jié)血流灌注基本對稱；延遲相示左側(cè)肩關(guān)節(jié)骨代謝略增高。

綜合病史及相關(guān)檢查，患者符合國際疼痛研究學(xué)(International Association for the Study Pain, IASP)CRPS 診斷標(biāo)準(zhǔn)，無明確周圍神經(jīng)損傷證據(jù)，考慮為腦卒中后Ⅰ型CRPS。

采用綜合治療方法，主要包括藥物治療和康復(fù)治療。藥物治療包括抗骨質(zhì)疏松治療、非甾體類抗炎藥和加巴噴丁及大劑量維生素C 口服?？祻?fù)治療包括傳統(tǒng)運動療法、作業(yè)療法、物理因子治療、上肢機器人訓(xùn)練等，以及針對CRPS 的鏡像治療、TMS、手法淋巴引流術(shù)、貼扎治療，輔以體位擺放、冷熱水交替法和細(xì)線纏繞法等水腫管理。其中鏡像治療包括單純手部活動訓(xùn)練及功能性動作訓(xùn)練，每次30 min，每周5次。TMS 方案：右側(cè)M1 區(qū)，10～20 Hz，80%～100%閾值，20～30 個脈沖/組，間歇8～10 s，總刺激＞1000個脈沖，治療10～15 次或間歇θ 短陣快速脈沖(theta burst stimulation,TBS)；患側(cè)C7棘突旁低頻重復(fù)TMS，1 Hz，100%閾值，連續(xù)刺激1200 個脈沖或持續(xù)TBS，每天1 次，共10～15 d。手法淋巴引流術(shù)采用Ⅴodder手法，每次30 min，每周3 次。

治療前后采用視覺模擬評分(Ⅴisual Analogue Scale,ⅤAS)評價疼痛程度，排水法測量手體積，皮尺測量手指周徑，被動關(guān)節(jié)活動度測量評定關(guān)節(jié)活動情況，改良Barthel指數(shù)評定患者日常生活功能。

2 結(jié)果

治療前后，觸覺均較差，位置覺未見異常。其他指標(biāo)均有不同程度改善。見表1。

3 討論

Ⅰ型CRPS發(fā)生率低，且多由骨折引起(45%)，其次是扭傷(18%)和擇期手術(shù)(12%)，腦卒中后CRPS 相對少見[1-2]。上肢CRPS 發(fā)生率12%～28%[3]，是下肢的1.5～2倍。

表1 患者治療前后各主要指標(biāo)比較

腦卒中后CRPS 通常表現(xiàn)為偏癱側(cè)肩、腕關(guān)節(jié)同時疼痛，而肘關(guān)節(jié)正常，故也被稱為“肩-手綜合征”。原因可能是肩和腕是由不穩(wěn)定的“球窩關(guān)節(jié)”組成，而肘關(guān)節(jié)是穩(wěn)定的鉸鏈關(guān)節(jié)。偏癱患者肌張力下降，不穩(wěn)定的肩和腕發(fā)生病變的可能性升高。調(diào)查23 例腦卒中后CRPS 患者，發(fā)現(xiàn)均存在肩關(guān)節(jié)半脫位、肩關(guān)節(jié)囊粘連性肩關(guān)節(jié)炎或肩袖損傷，以及手腕周圍軟組織損傷；這些損傷與卒中前退行性變、肌肉無力引起的牽拉損傷，以及被動關(guān)節(jié)活動引起的損傷有關(guān)[4]。但也研究認(rèn)為，肌張力過高會引起活動下降，可能促進CRPS 的發(fā)生[5]。

本例患者僅手腕部存在CRPS，早期三相骨掃描左手腕關(guān)節(jié)未見明顯異常，僅延遲相顯示左側(cè)肩關(guān)節(jié)骨代謝略增高。三相骨掃描在Ⅰ型CRPS 患者中的診斷價值尚不確定，2012 年、2017 年發(fā)表的Meta 分析均認(rèn)為，三相骨掃描對診斷Ⅰ型CRPS 沒有價值[6-7]。但三相骨掃描陽性可能與CRPS 中某一特定亞分類相關(guān)，對治療的選擇可能有一定參考價值[7-8]。有研究認(rèn)為，三相骨掃描陽性的患者對激素和抗骨質(zhì)疏松治療效果更好[9-10]。

本例患者腦卒中后1 個月即開始規(guī)范康復(fù)治療，年底出院前病程不到3 個月，Brunnstrom 分期達到Ⅴ-Ⅴ-Ⅳ期，說明功能恢復(fù)良好，不存在常見的CRPS 高危因素。但患者節(jié)日期間回家，無正規(guī)治療，可能存在活動量減少，甚至存在運動損傷可能，這可能是患者發(fā)生腕部CRPS 的原因。中樞神經(jīng)系統(tǒng)重組，可能影響初級體感皮層，或存在中樞敏化、交感神經(jīng)系統(tǒng)的活性增高，也都有可能引起腦卒中后CRPS[11]。

目前對CRPS 的治療仍沒有明確的指南或?qū)＜彝扑]。CRPS 治療的兩個主要目的是消除疼痛和恢復(fù)功能。目前推薦抗骨質(zhì)疏松治療，高劑量雙磷酸鹽短療程對疾病早期患者可見最佳效果，可能的機制是抑制破骨細(xì)胞的骨吸收[12-14]。大劑量(至少500 mg/d)維生素C 口服可預(yù)防四肢術(shù)后CRPS 發(fā)生，但治療作用并不肯定[15]。

CRPS 要重視疼痛管理。有研究認(rèn)為，TMS 可通過興奮M1 區(qū)及其相關(guān)的區(qū)域(疼痛腦網(wǎng)絡(luò)，如丘腦、中腦導(dǎo)水管周圍灰質(zhì)、中縫核群、藍斑核等)，調(diào)節(jié)疼痛環(huán)路，達到改善疼痛的治療目的[16]，對CRPS 患者疼痛的治療有積極作用[17]。針對CRPS 可能的交感神經(jīng)超活化機制，我們在患側(cè)C7棘突旁進行低頻重復(fù)TMS，希望通過抑制頸部交感干興奮性，降低外周交感神經(jīng)興奮性，從而控制并逆轉(zhuǎn)交感神經(jīng)興奮引起的多汗、皮膚改變。目前尚無文獻提到此治療方法。

已有多個研究提示鏡像治療CRPS，對緩解疼痛和功能恢復(fù)都有一定療效[18-21]。鏡像治療可能的機制是患者通過觀察、模仿鏡像中健側(cè)肢體活動，誤以為是患肢的活動，從而刺激患側(cè)皮質(zhì)相應(yīng)運動代表區(qū)，影響其電活動和興奮性，減少運動意向-感覺反饋之間的比例失調(diào)，促進其達到平衡狀態(tài)，重建錯配的傳入-傳出反饋，促進皮質(zhì)重組逐漸正?；痆22]。

手法淋巴引流是一項經(jīng)驗性的治療技術(shù)，主要應(yīng)用于腫瘤術(shù)后肢體淋巴水腫的治療，主要目的是減少組織中液體積聚。已有研究表明，手法淋巴引流可以改善CRPS引起的水腫，進而改善肢體功能[23-24]。本例患者中應(yīng)用，顯示消腫效果良好。

在綜合治療6 周后，患者左手疼痛、腫脹明顯緩解，關(guān)節(jié)活動度明顯改善，Barthel指數(shù)提高。提示綜合治療對腦卒中后CRPS 的治療有效。但本研究僅屬個案報道，干預(yù)時間較短。需有更長隨訪時間，以及更高質(zhì)量的臨床試驗證實。