宮內(nèi)外同時(shí)妊娠合并卵巢巧克力囊腫漏診1例

陳　歡,洛若愚

(武漢大學(xué)人民醫(yī)院婦Ⅰ科,武漢　430060;*通訊作者,E-mail:luoruoyu1018@126.com)

宮內(nèi)宮外同時(shí)妊娠(heterotopic pregnancy,HP)即宮內(nèi)妊娠合并異位妊娠(ectopic pregancy,EP),其在自然受孕中罕見,發(fā)病率約為1/30 000。該疾病最早是由Duverney在1708年行尸體解剖時(shí)發(fā)現(xiàn)的,隨著輔助生殖技術(shù)及促排卵技術(shù)的應(yīng)用,其發(fā)病率逐漸增高,在輔助生殖技術(shù)中發(fā)病率約1/125[1]。宮內(nèi)外同時(shí)妊娠容易漏診,對(duì)保留宮內(nèi)妊娠及孕母安全威脅極大。卵巢巧克力囊腫屬于子宮內(nèi)膜異位癥的一種,其破裂后導(dǎo)致急腹癥,易與異位妊娠破裂相混淆?，F(xiàn)將我院收治的1例宮內(nèi)妊娠合并宮外妊娠破裂及卵巢巧克力囊腫患者的情況報(bào)告如下。

1　病例報(bào)告

1.1　臨床資料

患者,女,33歲,因“停經(jīng)10周,下腹痛2 h”于2017年10月23日晚急診收入武漢大學(xué)人民醫(yī)院婦I科?；颊咂剿卦陆?jīng)規(guī)律,月經(jīng)周期28 d，經(jīng)期3 d,經(jīng)量正常,偶有痛經(jīng),患者于10月前體檢行婦科彩超提示:左側(cè)卵巢巧克力囊腫(患者自述具體大小不詳),當(dāng)時(shí)無(wú)特殊不適,未行治療,患者末次月經(jīng):2017年8月13日,停經(jīng)1月后自測(cè)尿HCG(+),未到當(dāng)?shù)蒯t(yī)院就診,偶有輕微惡心、嘔吐等早孕反應(yīng),患者于2017年10月23日晚凌晨無(wú)明顯誘因出現(xiàn)下腹痛,呈持續(xù)性,不伴陰道出血及嘔吐、腹瀉、發(fā)熱等癥狀,就診于本院急診科。急診科行腹腔B超檢查提示:腹腔積液;婦科彩超顯示:①宮內(nèi)早孕,胎兒存活;②左側(cè)卵巢內(nèi)無(wú)回聲區(qū)(考慮子宮內(nèi)膜異位囊腫);③子宮后方稍高回聲(腸管?),急診科以“早孕腹痛待查:①卵巢巧克力囊腫破裂?②泌尿系結(jié)石?③先兆流產(chǎn)?④急性闌尾炎?”收入我科。患者既往有泌尿系結(jié)石史,G5P1,順產(chǎn)1次,人流4次。

查體:體溫36.2 ℃,脈搏80次/min,血壓90/59 mmHg,呼吸19次/min,急性病容,神志清楚,精神稍差,貧血貌,心肺聽診正常,肝脾未觸及,右下腹壓痛伴反跳痛明顯,雙下肢無(wú)水腫?；颊呔芙^行婦科檢查。

輔助檢查:2017年10月23日我院急診科婦科彩超所見:增大的子宮內(nèi)可見一大小約5.73 cm×2.20 cm的孕囊回聲,內(nèi)可見卵黃囊、胎兒回聲及胎心搏動(dòng),頭臀長(zhǎng)3.11 cm(相當(dāng)于孕10周),左側(cè)卵巢內(nèi)可見一大小約5.57 cm×4.02 cm的無(wú)回聲區(qū),邊界清,其內(nèi)可見細(xì)密光點(diǎn)狀回聲,子宮后方可見一大小約6.39 cm×1.93 cm的稍高回聲區(qū),邊界清。闌尾及腸管B超所見:肝腎間隙及右側(cè)髂窩分別可見深約1.2 cm和4.2 cm的液性暗區(qū)。左側(cè)腹及左下腹未見明顯液性暗區(qū),腹腔未見異常血流信號(hào)。

1.2　診療經(jīng)過

患者入院后積極完善術(shù)前相關(guān)檢查,輔助檢查結(jié)果回報(bào):血常規(guī):白細(xì)胞16.94×109個(gè)/L,中性粒細(xì)胞百分比89.30%,紅細(xì)胞2.96×1012個(gè)/L,血紅蛋白87.00 g/L,抗苗勒管激素0.21 ng/ml,血HCG 84 376.60 IU/L,血型為A型、RH陽(yáng)性,尿常規(guī)、凝血功能、術(shù)前生化、術(shù)前病原、女性腫瘤標(biāo)志物等未見明顯異常,心電圖檢查正常。夜間請(qǐng)胃腸外科急會(huì)診,會(huì)診意見如下:目前考慮診斷:腹痛原因待查:卵巢囊腫蒂扭轉(zhuǎn)?急性闌尾炎?卵巢巧克力囊腫破裂?建議行急診手術(shù)探查,若術(shù)中發(fā)現(xiàn)異常與胃腸外科聯(lián)系。向家屬介紹病情,告知風(fēng)險(xiǎn),建議腹腔鏡探查?；颊呒凹覍賵?jiān)持要求保守治療,并簽署知情同意書,夜間給予間苯三酚靜滴及補(bǔ)液等對(duì)癥支持治療,患者覺腹痛有所緩解。2017年10月24日早晨8:00患者覺腹痛加重,右下腹有明顯壓痛及反跳痛,手術(shù)指征明顯,再次告知患者及家屬病情,與患者及家屬充分溝通后,患者及家屬同意手術(shù)并簽署知情同意書,術(shù)前準(zhǔn)備已完善,遂行急診腹腔鏡探查術(shù)?；颊哂?017年10月24日行全麻下腹腔鏡探查,術(shù)中見:腹腔內(nèi)大量凝血塊及腹腔積血,量約1 200 ml,子宮后位,如孕2月余大小,前壁見多個(gè)瘤樣突起,約拇指頭大小,子宮前壁與盆壁膜性粘連,左側(cè)輸卵管峽部增粗,呈紫藍(lán)色,大小約2 cm×2.5 cm,有破口,可見活動(dòng)性出血,左側(cè)卵巢增大,約5 cm×4 cm大小,右側(cè)附件未見明顯異常。術(shù)中立即申請(qǐng)并輸注4 U的A型RH(+)懸浮紅細(xì)胞。建議:左側(cè)輸卵管切除,左側(cè)卵巢囊腫剝除。告知患者家屬術(shù)中情況,家屬同意以上方案。遂行腹腔鏡下左側(cè)輸卵管切除+左側(cè)卵巢囊腫剝除術(shù)。左側(cè)卵巢囊腫術(shù)中送快速冰凍切片回報(bào):左側(cè)卵巢子宮內(nèi)膜異位囊腫,確診待常規(guī)。術(shù)后行抗炎、止血、補(bǔ)液等對(duì)癥支持治療,并給予黃體酮保胎治療。術(shù)后常規(guī)病檢提示:左側(cè)輸卵管妊娠,左側(cè)卵巢子宮內(nèi)膜異位癥。術(shù)后診斷:①宮內(nèi)早孕;②異位妊娠破裂伴出血;③卵巢巧克力囊腫?；颊哂?017年10月30日復(fù)查婦科B超提示:宮內(nèi)早孕,胚胎存活,患者要求出院,給予辦理。囑患者1月后到門診復(fù)查?；颊哂?017年11月27日至我院門診復(fù)查,行普通產(chǎn)科B超檢查提示:宮內(nèi)中孕,胚胎存活?；颊邿o(wú)特殊不適,囑患者2周后至產(chǎn)科門診行產(chǎn)科檢查,不適隨診。

2　討論

2.1　發(fā)病原因及機(jī)制

自然宮內(nèi)宮外同時(shí)妊娠的發(fā)病率很低,多與盆腔炎性疾病、異位妊娠史、多次人流史有關(guān)。近年來(lái)隨著輔助生殖技術(shù)的應(yīng)用,宮內(nèi)宮外同時(shí)妊娠的發(fā)病率明顯增高[2]。宮內(nèi)外同時(shí)妊娠是指2個(gè)或多個(gè)受精卵在生殖系統(tǒng)的不同部位著床,至少有一個(gè)為宮內(nèi)正常妊娠[3]。異位妊娠發(fā)生在輸卵管者占95%,其余還包括卵巢妊娠、宮頸妊娠、剖宮產(chǎn)瘢痕妊娠以及子宮角妊娠等。本例病例中的異位妊娠為輸卵管妊娠,受精卵著床于輸卵管黏膜,隨著胚胎的發(fā)育絨毛向管壁方向發(fā)展并侵及肌層及漿膜層,最終突破漿膜層,引起輸卵管妊娠破裂,輸卵管血供非常豐富,加上孕期盆腔充血,導(dǎo)致短期內(nèi)出現(xiàn)大量出血,引起急腹癥[4]。此外,宮內(nèi)妊娠還可合并剖宮產(chǎn)瘢痕妊娠(heterotopic caesarean scar pregnancy,HCSP)及宮頸妊娠。剖宮產(chǎn)瘢痕妊娠是指本次受精卵著床于前次剖宮產(chǎn)切口處,在此處生長(zhǎng)發(fā)育,HCSP在自然受孕情況下極為罕見,嚴(yán)重者可導(dǎo)致子宮破裂及失血性休克[5]。宮頸妊娠是指受精卵著床于宮頸管內(nèi),并在此處生長(zhǎng)發(fā)育[6],其發(fā)病率不到1%[7],亦較為罕見。本例患者有一個(gè)特殊的既往史,即卵巢巧克力囊腫,在妊娠狀態(tài)下卵巢巧克力囊腫的囊壁血管更加豐富并處于充血狀態(tài),組織脆性更高,極易破裂,破裂后陳舊性血性液體流入腹腔,會(huì)產(chǎn)生化學(xué)性腹膜炎即急腹癥[8]。而該急腹癥容易與輸卵管妊娠破裂導(dǎo)致的急腹癥相混淆,成為該疾病漏診的原因之一。

2.2　臨床特點(diǎn)與診斷

宮內(nèi)宮外同時(shí)妊娠臨床表現(xiàn)缺乏特異性,同時(shí)具備宮內(nèi)妊娠及異位妊娠的臨床表現(xiàn),都可有停經(jīng)、腹脹、乳房脹痛等,同時(shí)先兆流產(chǎn)與異位妊娠均可見陰道流血、腹痛等癥狀。且本例患者還具有卵巢巧克力囊腫的病史,卵巢巧克力囊腫破裂也會(huì)導(dǎo)致持續(xù)性腹痛。何善陽(yáng)等[9]研究發(fā)現(xiàn)腹痛是宮內(nèi)宮外同時(shí)妊娠(heterotopic pregnancy,HP)患者就醫(yī)的主要原因,HP比EP腹痛的發(fā)生率高(72.7%vs56.6%),差異具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義,而陰道出血的發(fā)生率分別為54.5%和77.35%,兩者之間的差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。本例患者出現(xiàn)明顯腹痛,呈持續(xù)性,且盆腔彩超并未發(fā)現(xiàn)附件包塊,易誤診為卵巢巧克力囊腫破裂。再則,患者出現(xiàn)腹腔積液,研究表明宮內(nèi)妊娠合并腹腔積液者應(yīng)高度懷疑HP,其發(fā)生HP的風(fēng)險(xiǎn)是異位妊娠(ectopic pregancy,EP)的5倍,尤其是行輔助生殖技術(shù)后的患者[10]。對(duì)于腹腔有積液者可行后穹隆穿刺,若穿出液為非巧克力色血性液體,應(yīng)考慮可能不是卵巢巧克力囊腫破裂,而是異位妊娠破裂。但由于本例患者拒絕行婦科檢查及后穹隆穿刺,導(dǎo)致診斷難度加大。宮內(nèi)宮外同時(shí)妊娠,均可表現(xiàn)為血HCG陽(yáng)性,對(duì)診斷意義不大[10]。本例患者值得注意的是入院時(shí)就出現(xiàn)貧血,血紅蛋白為87.00 g/L,為中度貧血,且血壓偏低,應(yīng)考慮腹腔內(nèi)有活動(dòng)性出血。目前,宮內(nèi)宮外同時(shí)妊娠的診斷主要還是依據(jù)盆腔B超,但是B超診斷的準(zhǔn)確率各文獻(xiàn)報(bào)道不一,有文獻(xiàn)報(bào)道僅為40%,也有文獻(xiàn)報(bào)道可達(dá)約94%[11]。核磁共振(magnetic resonance imagine,MRI)能作為超聲診斷異位妊娠的一種補(bǔ)充診斷方法,其可以精確定位胚胎種植的位置,不論是對(duì)于腹腔內(nèi)輸卵管妊娠,還是宮頸妊娠,亦或是剖宮產(chǎn)瘢痕妊娠,MRI均可以幫助診斷,判斷孕囊位置及其有無(wú)破裂出血,對(duì)于異位妊娠的治療方式的選擇也有著指導(dǎo)性意義[12]。由于盆腔核磁共振價(jià)格昂貴,我們僅推薦對(duì)于初次妊娠二維超聲提示子宮后方或子宮側(cè)方有包塊者行盆腔核磁共振檢查[13]。因在自然狀態(tài)下宮內(nèi)宮外同時(shí)妊娠的概率極低,而此種情況下宮內(nèi)妊娠多發(fā)育較宮外妊娠約提前1周左右,在超聲下可見宮內(nèi)活胎,導(dǎo)致B超醫(yī)生忽略了探查附件及宮旁組織,從而易漏診、誤診[14]。因此,該病往往是因?yàn)槌霈F(xiàn)腹腔內(nèi)出血引起急腹癥或出血性休克才被發(fā)現(xiàn)。宮內(nèi)妊娠除合并腹腔內(nèi)異位妊娠外,還可合并剖宮產(chǎn)瘢痕妊娠及宮頸妊娠,主要表現(xiàn)為無(wú)痛性陰道出血,B超檢查也為二者的主要診斷方式之一。此外,陰式B超不僅是診斷剖宮產(chǎn)瘢痕妊娠的主要依據(jù),還對(duì)治療方式的選擇有著重要的指導(dǎo)意義[15]。

2.3　治療措施

宮內(nèi)妊娠合并輸卵管妊娠的治療方案主要取決于有無(wú)生育要求,若無(wú)生育要求,且符合保守治療指征,是可以選擇藥物治療的。藥物治療多采用肌肉注射甲氨蝶呤或異位妊娠部位注射氯化鉀,亦或是兩者聯(lián)合治療,有效率約為78%-96%[16]。但大多數(shù)人有生育要求,尤其是對(duì)于行輔助生殖技術(shù)后的患者,主要問題是既要解決異位妊娠又要盡量不影響宮內(nèi)妊娠。目前手術(shù)是最佳、最安全徹底的治療方法,盡管手術(shù)有導(dǎo)致流產(chǎn)、出血、感染、損傷內(nèi)臟器官的風(fēng)險(xiǎn)。手術(shù)方式分為開腹手術(shù)及腹腔鏡手術(shù)。治療宮內(nèi)宮外同時(shí)妊娠現(xiàn)多推薦采用腹腔鏡手術(shù),尤其是合并異位妊娠破裂者[17]。本例采用的是腹腔鏡手術(shù)切除病變的輸卵管及剝離卵巢巧克力囊腫,手術(shù)順利,病人健康出院。而對(duì)于剖宮產(chǎn)瘢痕妊娠合并宮內(nèi)妊娠者有多種治療方法:米非司酮及甲氨蝶呤等藥物治療,宮腔鏡手術(shù)、腹腔鏡手術(shù)、宮腹腔鏡聯(lián)合手術(shù)、開腹手術(shù)、陰式手術(shù)以及子宮動(dòng)脈栓塞等治療方法[15]。但對(duì)于HCSP我們需更多考慮地是如何在確保宮內(nèi)妊娠繼續(xù)的情況下,清除剖宮產(chǎn)瘢痕處病灶。B超檢測(cè)下行殺胚減胎術(shù)成為目前的主要方法[18]。宮頸妊娠合并宮內(nèi)妊娠者,提倡早期診斷,分為根治性治療及保守性治療,應(yīng)制定個(gè)體的治療方案。對(duì)于生命體征穩(wěn)定、陰道出血少者,宮內(nèi)孕合并宮頸妊娠的患者在腹部B超監(jiān)測(cè)下清除宮頸妊娠物是有效的治療方式之一,但要及時(shí)手術(shù)并且加強(qiáng)抗感染治療。但對(duì)于出血多者或生命體征不穩(wěn)定者還是建議放棄宮內(nèi)妊娠行手術(shù)治療,可行宮腔鏡手術(shù)、腹腔鏡手術(shù)或開腹手術(shù)治療,根據(jù)患者個(gè)人意愿及生育需求采取不同的治療方法[6]。

綜上所述,宮內(nèi)妊娠合并腹腔內(nèi)妊娠容易漏診,而對(duì)于有卵巢巧克力囊腫病史又伴有腹痛者,是巧克力囊腫破裂,還是異位妊娠破裂,亦或是宮內(nèi)妊娠先兆流產(chǎn)癥狀,值得臨床醫(yī)師辨別。凡是妊娠伴有腹痛及腹腔積液、附件包塊者,超聲醫(yī)生應(yīng)仔細(xì)探查,以防漏診、誤診,貽誤最佳治療時(shí)機(jī);對(duì)于B超發(fā)現(xiàn)合并盆腔包塊而又不能確診者,可考慮行盆腔MRI檢查,可進(jìn)一步明確診斷。再則,本病例引出一個(gè)值得思考問題:備孕前發(fā)現(xiàn)卵巢巧克力囊腫該不該行手術(shù)治療,治療標(biāo)準(zhǔn)應(yīng)如何制定,因?yàn)槿焉飼?huì)導(dǎo)致異位內(nèi)膜組織萎縮,許多醫(yī)師認(rèn)為囊腫不大不影響妊娠,而且妊娠有助于此病的治療。事實(shí)證明,妊娠期間卵巢巧克力囊腫破裂的情況并不少見,所以孕前需不需要將其處理掉是值得我們以后研究的問題。對(duì)于宮內(nèi)宮外復(fù)合妊娠,尤其是宮內(nèi)妊娠合并輸卵管妊娠者,目前仍采取手術(shù)治療,腹腔鏡手術(shù)治療視野更清楚,術(shù)后恢復(fù)更快,住院時(shí)間更短,值得推廣。

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