人工耳蝸植入術(shù)中腦脊液井噴的原因分析及處理

李萬鑫劉軍武文明韓維舉申衛(wèi)東韓東一楊仕明戴樸

1中國人民解放軍總醫(yī)院外科臨床部耳鼻咽喉頭頸外科

2蘇州大學(xué)附屬第一醫(yī)院耳鼻咽喉頭頸外科

·臨床研究·

人工耳蝸植入術(shù)中腦脊液井噴的原因分析及處理

李萬鑫1,2劉軍1武文明1韓維舉1申衛(wèi)東1韓東一1楊仕明1戴樸1

1中國人民解放軍總醫(yī)院外科臨床部耳鼻咽喉頭頸外科

2蘇州大學(xué)附屬第一醫(yī)院耳鼻咽喉頭頸外科

目的探討人工耳蝸植入（cochlear implantation，CI）術(shù)中腦脊液井噴、術(shù)后并發(fā)腦脊液漏的原因、處理及預(yù)后。方法回顧性分析我科2000年1月到2015年12月接受CI的2443例的臨床資料，包括影像學(xué)資料、手術(shù)記錄和術(shù)后隨訪情況等，分析腦脊液井噴的術(shù)中處理和術(shù)后腦脊液漏發(fā)生的原因，處理及預(yù)后情況。結(jié)果 2443例CI中有40例（1.64%）出現(xiàn)腦脊液井噴，40例均為內(nèi)耳畸形合并內(nèi)聽道耳蝸骨性隔板缺如或不全的患者；CI術(shù)后有3例發(fā)生腦脊液耳/鼻漏，其中1例保守治療1周痊愈，2例因腦脊液漏未得到有效控制發(fā)展為腦膜炎，行腦脊液漏探查修補術(shù)（其中1例行腦脊液漏修補的同時取出人工耳蝸植入裝置，行對側(cè)植入）后得到控制，預(yù)后良好。結(jié)論內(nèi)耳畸形合并內(nèi)聽道耳蝸骨性隔板缺如或不全的患者行CI會發(fā)生術(shù)中腦脊液井噴，術(shù)中井噴患者經(jīng)妥善處理術(shù)后腦脊液漏的發(fā)生率不高,并且處理得當(dāng)預(yù)后良好。

腦脊液井噴；腦脊液漏；人工耳蝸植入；內(nèi)耳畸形；術(shù)后并發(fā)癥

Funding:Beijing Science and Technology Committee Grant(Z131100004013019);PLA General Hospital Clinical Scientific Research Supporting Grant(2012FC-TSYS-4017);China Postdoctoral Science Foundation Grant(2014M552649).

The authors disclaim on conflict of interests.

耳聾是困擾人類的常見疾病之一，2006年第二次我國殘疾人抽樣調(diào)查表明，全國各類聽力殘疾有約2780萬人，初步統(tǒng)計我國重度-極重度感音性聾的患者約300萬，并且每年新生兒中有2～3萬名是先天性聾。重度-極重度耳聾在助聽器康復(fù)效果不佳時需要考慮人工耳蝸植入(cochlear implanta?tion,CI)，目前CI是重度-極重度感音神經(jīng)性聾最有效的聽覺和語言的康復(fù)方法。一部分先天性感音神經(jīng)性耳聾患者存在內(nèi)耳畸形，起初，嚴(yán)重的內(nèi)耳畸形被認(rèn)為是CI的禁忌證，主要是因為組織病理學(xué)報告提示內(nèi)耳先天畸形的耳蝸中螺旋神經(jīng)節(jié)神經(jīng)組織減少[1]，CI的言語康復(fù)效果無法確定。1983年，Mangabeira-Albernaz進行了第一例內(nèi)耳畸形的CI手術(shù)[2]，隨后，內(nèi)耳畸形CI手術(shù)逐漸得到開展。除了上述原因，嚴(yán)重內(nèi)耳畸形的病例（尤其是外半規(guī)管畸形時）可能伴隨面神經(jīng)走行異常，導(dǎo)致手術(shù)難度增加，如耳蝸開窗定位和人工耳蝸電極準(zhǔn)確植入（容易誤入內(nèi)聽道）甚至可能出現(xiàn)術(shù)中的腦脊液井噴（腦脊液從耳蝸造口處大量快速涌出，而不是微微波動）[3]。大宗文獻報道，人工耳蝸植入術(shù)中，腦脊液井噴的發(fā)生率為1%-5%[10,20]。如果腦脊液井噴處理得不好，由于內(nèi)聽道的缺陷和腦脊液的漏出，術(shù)后可能發(fā)生腦脊液耳/鼻漏，有并發(fā)腦膜炎的風(fēng)險，甚至可能致命。為分析腦脊液井噴出現(xiàn)的原因，總結(jié)處理井噴的經(jīng)驗，減少術(shù)后并發(fā)癥的發(fā)生，本文回顧性分析了我科2000年1月至2015年12月的CI病例，對術(shù)中腦脊液井噴的情況、處理方法及其預(yù)后總結(jié)如下。

1 材料和方法

1.1研究對象

從2000年1月至2015年12月，解放軍總醫(yī)院耳鼻咽喉頭頸外科進行CI的2443患者，最小年齡0.5歲（6月），最大年齡91歲，平均年齡8.2歲，中位年齡3.5歲。所有患者耳聾程度均為重度或極重度感音性聾，符合人工耳蝸植入指南的標(biāo)準(zhǔn)[17,19]。其中植入澳大利亞 Cochlear人工耳蝸 1189例（CI24RST 266例，CI24RCA 665例，CI512 47例，CI422 5例），美國AB人工耳蝸197例（90K），奧地利人工耳蝸871例（C40+226例，Pulsar 99例，Sona? ta 407例，Concerto 139例），國產(chǎn)諾爾康人工耳蝸186例。手術(shù)均由經(jīng)嚴(yán)格培訓(xùn)有人工耳蝸植入手術(shù)資質(zhì)的醫(yī)生完成。共有40例CI（40/2443，1.64%）術(shù)中發(fā)生腦脊液井噴，對這些病例的術(shù)前檢查、術(shù)中處理和術(shù)后轉(zhuǎn)歸進行了仔細(xì)的查閱。

1.2研究方法

1.2.1術(shù)前評估

所有患者術(shù)前均進行詳盡的術(shù)前檢查。聽力學(xué)檢查包括：聲導(dǎo)抗，畸變產(chǎn)物耳聲發(fā)射，聽性腦干反應(yīng)潛伏期，聽性腦干反應(yīng)閾值，40Hz聽覺相關(guān)電位和多頻穩(wěn)態(tài)聽覺誘發(fā)反應(yīng)(注：1-3歲游戲測聽、3歲以上兒童行條件反應(yīng)性測聽，可疑聽神經(jīng)病加做耳蝸微音電位檢測；成人不做穩(wěn)態(tài)誘發(fā)電位)。影像學(xué)檢查包括：顳骨薄層斷層掃描（high resolution computed tomography,HRCT），顱腦核磁共振（mag?netic resonance imaging,MRI），耳蝸MRI水成像和MRI內(nèi)聽道橫斷面重建等[20]。

1.2.2耳蝸畸形分類標(biāo)準(zhǔn)：

根據(jù)文獻[3-6]內(nèi)耳畸形的分類標(biāo)準(zhǔn)如下：

1)Michel畸形：內(nèi)耳未發(fā)育，耳蝸和前庭結(jié)構(gòu)完全缺如；

2)耳蝸未發(fā)育：耳蝸完全缺如；

3)共同腔畸形：耳蝸和前庭同處一囊性腔內(nèi)，無進一步分化；

4)耳蝸發(fā)育不良：該畸形有進一步的分化，耳蝸與前庭彼此分離，但耳蝸小于正常（耳蝸高度小于4mm，并少于2.5轉(zhuǎn)）；

5)耳蝸分隔不全I型（incomplete partition type I,IP-I）：耳蝸完全無蝸軸而呈囊樣外觀，伴隨大的囊性前庭；

6)耳蝸分隔不全II型（incomplete partition type II,IP-II，經(jīng)典的Mondini畸形）：耳蝸底轉(zhuǎn)正常，中轉(zhuǎn)和頂轉(zhuǎn)融合而形成囊性蝸尖，伴有前庭擴大和大前庭導(dǎo)水管；

7)耳蝸分隔不全III型（incomplete partition type III,IP-III，為X連鎖隱形遺傳性耳聾）：內(nèi)聽道底和耳蝸底轉(zhuǎn)骨性隔板缺陷，耳蝸蝸軸缺如，但階間分隔存在。前庭、半規(guī)管、內(nèi)聽道和前庭水管均可存在異常；（見圖1）

8)大前庭水管綜合征：前庭水管中點直徑超過1.5-2.0mm。

圖1 耳蝸分隔不全畸形。A，耳蝸分隔不全I型，可見囊性耳蝸和囊性前庭；B，耳蝸分隔不全II型，可見正常底轉(zhuǎn)，囊性蝸尖；C，耳蝸分隔不全III型，可見內(nèi)聽道與耳蝸基底部相通。Fig.1 Incomplete partition of cochlea.A,IP-I,cystic cochlea and cystic vestibule can be observed on the left side;B,IP-II, a normal basal turn with cystic cochlear apex can be seen;C, IP-III,defect between IAC and cochlear base can be seen,interscalar septum can also be observed.

1.2.3術(shù)中發(fā)生腦脊液井噴的處理策略

常規(guī)耳后面隱窩入路，術(shù)中處理腦脊液井噴時，不常規(guī)使用甘露醇降低顱內(nèi)壓。通常等到腦脊液流出后壓力減小時再植入電極。開放內(nèi)耳時的造口要大于一般植入用造口，取較大塊肌肉，塞入耳蝸造口處后向外牽拉至不能再移動，形成兩端大中間小的“啞鈴”形填塞物，以保證填塞牢靠，然后觀察15分鐘以上仍觀察不到腦脊液繼續(xù)流出為止。由于腦脊液井噴患者大多存在內(nèi)聽道骨性隔板缺陷，電極植入時其尖端要避免正對著內(nèi)聽道，電極提前做預(yù)彎，預(yù)彎的角正對內(nèi)聽道方向插入，以保證電極接觸到耳蝸的四壁，必要時可使用術(shù)中CT驗證耳蝸開窗位置、電極的位置以及電極與內(nèi)聽道的關(guān)系。術(shù)后使用可通過血腦屏障的抗生素預(yù)防感染。術(shù)后1周行頭顱側(cè)位片確定電極位置。術(shù)后1月開機。每例CI患者均隨訪1年以上[21-24]。

3 結(jié)果

2443例患者一共有40例CI（40/2443，1.64%）術(shù)中發(fā)生腦脊液井噴，均為內(nèi)耳畸形患者（見表1），其中共同腔畸形1例（1/40，2.5%），耳蝸分隔不全I型10例（10/40，25%），耳蝸分隔不全II型23例（23/40，57.5%），耳蝸分隔不全III型4例（4/40，10%），大前庭水管綜合征2例（2/40，5%）。2例術(shù)前即有自發(fā)性腦脊液耳漏出現(xiàn)（見圖2）。

該組病人中，年齡最小者0.67歲，最大者41.7歲，平均年齡5.7歲，中位年齡2.8歲，男性22例，女性18例。40例患者均按前述方法行腦脊液漏填塞，37例術(shù)后未出現(xiàn)腦脊液耳（鼻）漏。另有3例術(shù)中雖經(jīng)上述方法嚴(yán)密處理，仍在3例術(shù)后出現(xiàn)腦脊液耳（鼻）漏。術(shù)后隨訪1年以上。

圖2 術(shù)前自發(fā)腦脊液耳漏病例。A，左耳耳蝸分隔不全I型，可見囊性耳蝸和囊性前庭，且鼓室內(nèi)充滿液體；B，該病例行左耳人工耳蝸植入，術(shù)后頭顱側(cè)位片。Fig.2 CT scan of the case with spontaneous CSF otorrhea. A,IP-I of left inner ear,cystic cochlea and cystic vestibule can be observed,with intra-tympanic fluid accumulation;B, post-operational lateral cranial X-ray showing position of electrode after left CI.

三例耳蝸分隔不全（IP-I，IP-II和IP-III各1例）術(shù)后出現(xiàn)腦脊液耳（鼻）漏。一例患者（IP-III）術(shù)后即出現(xiàn)腦脊液鼻漏，使用通過血腦屏障的抗生素保守治療，觀察1周后自行緩解。一例患者（IP-I）腦脊液耳漏于術(shù)后2月出現(xiàn)，保守治療后緩解3個月，但又出現(xiàn)化膿性腦膜炎。手術(shù)探查發(fā)現(xiàn)腦脊液自卵圓窗漏出，而且鐙骨受累。卵圓窗以肌肉填塞并使用可穿透血腦屏障的抗生素。1周后緩解，隨訪四個月未發(fā)現(xiàn)其它并發(fā)癥，人工耳蝸工作正常。還有一例患者（IP-II）于術(shù)后1月出現(xiàn)腦脊液耳漏，腰穿證實發(fā)生化膿性腦膜炎。手術(shù)探查，發(fā)現(xiàn)腦脊液從耳蝸開窗處流出，取出前次填塞的肌肉，并再次用肌肉填塞。腦脊液耳漏停止，但術(shù)后持續(xù)發(fā)熱，考慮人工耳蝸植入體已被污染成為感染源，予以取出。使用能夠穿透血腦屏障的抗生素，最終發(fā)熱緩解。半年后對側(cè)耳行人工耳蝸植入，術(shù)中再次出現(xiàn)井噴，以同法填塞耳蝸開窗。密切隨訪，無并發(fā)癥，人工耳蝸工作良好。隨訪一年以上無腦脊液漏再次發(fā)生。

表1 井噴病例對應(yīng)的耳蝸畸形類型Table1 summary of CSF gusher cases with regareds to malformations

4 討論

人工耳蝸植入術(shù)中腦脊液井噴的發(fā)生，被認(rèn)為是源于內(nèi)聽道與蝸軸和蝸底的缺陷，一般都發(fā)生在有內(nèi)耳畸形的人工耳蝸植入手術(shù)中[5,7-9]。有意思的是，有文獻報道腦脊液井噴可以發(fā)生在沒有內(nèi)耳畸形的病例中[10]。另外，CT和MRI掃描提示蝸底缺陷的患者，也不一定都發(fā)生腦脊液井噴，文獻推斷是存在分隔耳蝸與內(nèi)聽道的纖維條帶[3]。近期，耳蝸水管擴大被認(rèn)為是大前庭導(dǎo)水管患者腦脊液井噴的潛在通路。大前庭導(dǎo)水管患者的耳蝸水管明顯大于對照組，而且，在大前庭導(dǎo)水管患者中，發(fā)生井噴者的耳蝸水管明顯大于未發(fā)生井噴者[9]。CT泛影葡胺腦池造影也提示這類患者的腦脊液漏來源于耳蝸水管[9，11]。此外，在大前庭導(dǎo)水管患者中，耳蝸水管介導(dǎo)的腦脊液壓力被認(rèn)為導(dǎo)致了聽力的波動和腦膜炎的發(fā)生[9,12]；而且有文獻報道，鐙骨切除術(shù)后腦脊液耳漏可以通過結(jié)扎耳蝸水管緩解[9,13]。綜上所述，耳蝸水管是溝通蛛網(wǎng)膜下腔和內(nèi)耳間，導(dǎo)致腦脊液井噴的潛在通路[9]。

在我科報道的病例中，腦脊液井噴都發(fā)生在內(nèi)耳畸形患者中。在內(nèi)耳畸形患者實施人工耳蝸植入時應(yīng)格外小心，需要請人工耳蝸電極植入經(jīng)驗豐富的術(shù)者，因為在畸形耳蝸植入電極，對術(shù)者的技巧和經(jīng)驗都有較高的要求。值得注意的是，在IP-III（X連鎖耳聾）患者中，由于內(nèi)聽道底的球形擴張，以及分隔內(nèi)聽道底和耳蝸底轉(zhuǎn)的骨板的缺失，電極植入時可誤入內(nèi)聽道，導(dǎo)致植入失敗[14]。因此，植入電極時其尖端要避免正對著內(nèi)聽道。而對于共同腔畸形患者，由于其殘余的神經(jīng)組織分布于畸形耳蝸和前庭的四壁，要使用直電極（彎電極、短電極均不可），使得電極盤在畸形內(nèi)耳的四壁上，以增加電極刺激的有效性；可以進行電極的預(yù)彎，植入電極時使彎曲部的中點對著內(nèi)聽道，從而使電極尖端避開內(nèi)聽道，以避免電極誤入內(nèi)聽道，從而避免非聽覺刺激，如面神經(jīng)刺激（出現(xiàn)面癱）和前庭神經(jīng)刺激（出現(xiàn)眩暈）[25-27]。

在上述病例中，耳蝸分隔不全的病例引起了我們的注意。CI術(shù)中發(fā)生腦脊液井噴的病例中，三種類型的耳蝸分隔不全病例合計為37例，占全部病例的92.5%。IP-I和IP-II甚至可以發(fā)生術(shù)前即存在的自發(fā)性腦脊液耳漏。更進一步的是，術(shù)后出現(xiàn)腦脊液耳鼻漏的三例患者均為耳蝸分隔不全病例（三種類型各1例）。雖然其術(shù)中和術(shù)后的處理策略相同，但轉(zhuǎn)歸大相徑庭。

術(shù)中腦脊液井噴者術(shù)后出現(xiàn)腦脊液耳鼻漏的發(fā)生率不高，但其發(fā)生的時間點和預(yù)后不盡相同。術(shù)后早期出現(xiàn)腦脊液鼻漏的病例，保守治療后緩解。術(shù)后遲發(fā)的兩例，則需手術(shù)干預(yù)封堵腦脊液漏口才能緩解癥狀。遺憾的是，一例患者因嚴(yán)重的化膿性腦膜炎需要取出人工耳蝸，而這也是人工耳蝸最嚴(yán)重的并發(fā)癥之一。在這例IP-II患者，盡管術(shù)中仔細(xì)的填塞了耳蝸造口處，術(shù)后還是出現(xiàn)了遲發(fā)性腦脊液耳漏并導(dǎo)致了腦膜炎。我們推斷，可能源于蛛網(wǎng)膜下腔和耳蝸溝通導(dǎo)致蝸內(nèi)壓力異常升高，以及其它可能引起顱內(nèi)壓力升高的情況，包括：噴嚏、劇烈運動和頭部外傷。[18]證實出現(xiàn)腦脊液耳漏后，應(yīng)積極手術(shù)探查，發(fā)現(xiàn)腦脊液漏口，予以封堵。同時使用可以穿透血腦屏障的抗生素。對于難治性腦膜炎，植入體可能是感染源，應(yīng)予以取出。在本例患者，對腦膜炎進行了積極的干預(yù)，但直到取出人工耳蝸并封堵造口處，才完全緩解。

另一個重要的方面是耳蝸造口的大小。對于腦脊液井噴的病例，我們選擇較大的耳蝸造口，這與文獻相一致[15]。

5 結(jié)論

CI出現(xiàn)腦脊液井噴都在內(nèi)耳畸形的患者中發(fā)生，因此術(shù)前仔細(xì)閱讀患者的影像學(xué)資料至關(guān)重要。人工耳蝸植入術(shù)中出現(xiàn)腦脊液井噴者，術(shù)后發(fā)生腦脊液耳漏和腦膜炎的比例并不高。對于術(shù)前即發(fā)現(xiàn)內(nèi)耳畸形的患者，手術(shù)者需要豐富的電極植入經(jīng)驗，而且嚴(yán)密填塞耳蝸開窗處，并在術(shù)后使用可以通過血腦屏障的抗生素。如果術(shù)中及術(shù)后處理得當(dāng)，患者預(yù)后良好。

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Causes and Management of Intra-operative Cerebrospinal Fluid Gusher and Post-operative Cerebrospinal Fluid Otorrhea/rhinorrhea in Cochlear Implantation

LI Wanxin1,2,LIU Jun1,WU Wenming1,HAN Weiju1,Shen Weidong1,HAN Dongyi1,WANG Qiuju1,YANG Shiming1,DAI Pu1
1 Department of Otolaryngology Head and Neck Surgery,Division of Surgery,Chinese PLA General Hospital, Beijing 100853,China
2 Department of Otolaryngology Head and Neck Surgery,First Affiliated Hospital of Soochow University, Suzhou 215006,China

LIU Jun Email:liujunent@126.com

Objective To report cerebrospinal fluid(CSF)gusher encountered in cochlear implantation(CI),including its etiology,management strategy and outcomes,in order to provide basis for its reduction.Methods CSF gusher cases(n=40)in our department from Jan.2000 to Dec.2015 were retrospectively reviewed,including imaging findings,intra-operative management and outcomes.Results The rate of gusher during operation was 1.64%(40/2443) among our patients who underwent CI,of whom 3 experienced post-operative CSF otorrhea/rhinorrhea,with meningitis requiring surgical intervention in 2 patients and extraction of the cochlear implant in 1 patient.Outcomes were good in all cases with CSF gusher,which demonstrated various kinds of inner ear malformation.Conclusions CSF gusher can occur in CI patients with inner ear malformations,although with a low occurrence of post-operational complications including CSF otorrhea/rhinorrhea and meningitis.Outcomes are generally good with proper management.

Cerebral Spinal Fluidgusher;Cerebrospinal Fluid Otorrhea/Rhinorrhea;Cochlear Implantation;Inner Ear Malformation;Post-operational Complication

R764

A

1672-2922（2017）04-436-5

2017-03-27審核人：王國建）

10.3969/j.issn.1672-2922.2017.04.010

北京市科學(xué)技術(shù)委員會資助（課題編號Z131100004013019）；解放軍總醫(yī)院臨床科研扶持基金（編號2012FC-TSYS-4017）；中國博士后基金（2014M552649）

李萬鑫，博士，主治醫(yī)師，研究方向:耳外科

劉軍，Email:liujunent@126.com