自體髂骨移植重建治療鎖骨動脈瘤樣骨囊腫1例

王葉武　張　勇　金玉梅　任　靜

（云南省曲靖市第一人民醫(yī)院骨二科，云南曲靖655000）

自體髂骨移植重建治療鎖骨動脈瘤樣骨囊腫1例

王葉武張勇金玉梅*任靜

（云南省曲靖市第一人民醫(yī)院骨二科，云南曲靖655000）

骨移植；腫瘤；鎖骨；重建

【Key words】Bone graft；Neoplasm；Clavicle；Reconstruction

動脈瘤樣骨囊腫是一種侵蝕性、病因未明的良性骨腫瘤?？蔀樵l(fā)性或繼發(fā)性，占全身骨腫瘤的1.3%［1］，常見發(fā)病部位為長骨骨端，其次為脊柱、骨盆、面顱骨等部位，發(fā)生在鎖骨的較為少見，約占全身骨腫瘤的0.87%［2］。臨床認(rèn)識相對不足，無規(guī)范的診療方案可遵循。本病復(fù)發(fā)率高，預(yù)后多不佳。我科收治鎖骨動脈瘤樣骨囊腫1例，進(jìn)行了腫瘤整體切除，自體髂骨移植鎖骨重建，術(shù)后2年隨訪效果良好，未見腫瘤復(fù)發(fā)，患側(cè)肩關(guān)節(jié)功能保留完好。

1　臨床資料

患者，女，22歲，因“發(fā)現(xiàn)左肩鎖部包塊、疼痛1周”擬診“左肩鎖部包塊性質(zhì)待診”門診收入院。患者自訴1年前不慎摔傷左肩部，感疼痛，當(dāng)時未做特殊處理，后疼痛癥狀減輕消失，入院前近半年來肩部長時間活動后感左肩鎖部酸痛，肩關(guān)節(jié)活動輕度受限，入院前一周觸及左肩鎖部包塊，局部壓痛。病程中無消廋，夜間痛等其他不適。

?？茩z查：左肩鎖部皮膚表面無紅腫潰瘍，無淺表靜脈曲張，觸診鎖骨走形方向中外三分之二至肩峰端可觸及一5 cm×5 cm橢圓形包塊，局部壓痛，質(zhì)中等，界清，活動差，未觸及血管搏動，肩關(guān)節(jié)無明顯活動受限，左上肢感覺正常，左橈動脈搏動可觸及，肢端末梢血運正常。

輔助檢查：X線片示左側(cè)鎖骨遠(yuǎn)端骨質(zhì)襄樣改變伴膨脹性生長，考慮骨腫瘤；CT平掃加增強(qiáng)示左側(cè)鎖骨肩峰端骨質(zhì)呈局限性膨大，骨皮質(zhì)變薄，病灶內(nèi)見多個線樣分隔，增強(qiáng)后明顯強(qiáng)化。相鄰關(guān)節(jié)間隙變窄。局部軟組織未見明顯腫脹。多考慮：骨良性腫瘤，骨巨細(xì)胞瘤可能；全身核素掃描：左鎖骨內(nèi)圓形放射性分布減低區(qū)，考慮為原發(fā)性骨腫瘤；腫瘤標(biāo)記物全套（女性）及其他血生化檢查堿性磷酸酶，血鈣血磷值無明顯異常。影像資料見圖1。

術(shù)前穿刺活檢，病理檢查回報提示動脈瘤樣骨囊腫，術(shù)前評估完成后全身麻醉插管行左鎖骨中遠(yuǎn)端腫瘤整段切除+取髂骨植骨重建肩鎖關(guān)節(jié)融合術(shù)。術(shù)中見左鎖骨中遠(yuǎn)端骨質(zhì)破壞，腫瘤呈溶骨膨脹性生長，破壞區(qū)內(nèi)為充滿血液的囊腔，未見搏動性出血及血管結(jié)構(gòu)，予瘤段鎖骨完整切除，取左髂部術(shù)前設(shè)計的最佳弧度段髂骨緣修剪成三面皮質(zhì)骨，直徑與剩余正常鎖骨大小相近的弧形骨條植于鎖骨缺損處重建鎖骨，遠(yuǎn)端肩鎖關(guān)節(jié)處行關(guān)節(jié)融合，接骨板螺釘固定。后期定期傷口換藥，攝片觀察，早期行肩關(guān)節(jié)康復(fù)訓(xùn)練。術(shù)中情況見圖2。

術(shù)后大體標(biāo)本病理檢查結(jié)果確診為動脈瘤樣骨囊腫。術(shù)后定期復(fù)查，隨訪2年，自體髂骨植骨達(dá)到骨性愈合，未見腫瘤復(fù)發(fā)，患側(cè)肩關(guān)節(jié)及上肢功能正常（圖3）。

2　討論

動脈瘤樣骨囊腫為一種原因不明的腫瘤樣病變，分原發(fā)性和繼發(fā)性兩種。各年齡均可發(fā)生，多見于青少年，以10～20歲就診最多。首次由Jaffe和Lichtenstei在1942年報道［3］。多發(fā)于四肢長骨及脊柱，鎖骨發(fā)病極為少見。該骨腫瘤雖為良性病變，但病變發(fā)展過程中生物學(xué)行為活躍，有一定的侵蝕破壞特征，表現(xiàn)為膨脹性破壞性生長，術(shù)后復(fù)發(fā)率較高，但其復(fù)發(fā)率與治療方法及手術(shù)切除是否徹底有較大相關(guān)性。原發(fā)性病變，病因不明。繼發(fā)性病變的形成與腫瘤侵犯血管引發(fā)血管破裂或動靜脈短路以及腫瘤誘發(fā)血管生成有關(guān)，可伴發(fā)骨巨細(xì)胞瘤或軟骨母細(xì)胞瘤等［4］，本例患者1年前曾有左側(cè)肩部外傷史，傷后鎖骨有壓痛，但未行特殊檢查治療，其病變發(fā)生是否與外傷誘因有關(guān)暫不能確定，相關(guān)文獻(xiàn)亦無報道。

圖1　術(shù)前X線（A）、CT（B）示左鎖骨中遠(yuǎn)端骨質(zhì)改變

圖2　A.術(shù)中自體髂骨鎖骨重建植骨；B.行肩鎖關(guān)節(jié)融合接骨板固定

圖3　A.術(shù)后3 d復(fù)查X線片B.術(shù)后病理診斷動脈瘤樣骨囊腫（H-E染色）；C.術(shù)后2年復(fù)查X線骨性愈合；D-E.術(shù)后2年患側(cè)肩關(guān)節(jié)功能（外展、上舉、外旋）

該腫瘤早期無特異性癥狀表現(xiàn)，往往以無意中觸及淺表骨包塊檢查發(fā)現(xiàn)，晚期可伴有疼痛，以酸痛為主，但多可耐受。臨床中常常難以早期發(fā)現(xiàn)及治療，初診率較低［5］。動脈瘤樣骨囊腫早期X線表現(xiàn)為邊緣較清晰的溶骨性骨質(zhì)破壞，膨脹性改變不明顯，當(dāng)病變進(jìn)一步進(jìn)展時，出現(xiàn)骨膜下囊狀膨脹，并出現(xiàn)骨膜反應(yīng)，病灶中可見粗細(xì)不等的骨嵴影，融骨區(qū)為單房或者多房間隔，破壞區(qū)常有粗細(xì)不一，排列不規(guī)則的骨嵴，和正常骨干交界處有骨質(zhì)硬化，向外膨出部份可有骨膜新生骨包繞，這也是臨床中區(qū)別于骨囊腫及骨巨細(xì)胞瘤的表現(xiàn)。CT表現(xiàn)為病變多呈囊狀性骨破壞骨殼菲薄，破壞區(qū)內(nèi)一般可見多個含液腔，并可見液-液平面。囊腔為軟組織密度，并可見鈣化，增強(qiáng)掃描囊間隔強(qiáng)化顯示不清［6］。了解其普通X線片及CT表現(xiàn)，有助于臨床傾向性診斷，指導(dǎo)治療方案的確定。本例CT示骨質(zhì)呈局限性膨大，骨皮質(zhì)變薄，病灶內(nèi)見多個線樣分隔，增強(qiáng)后明顯強(qiáng)化。與動脈瘤樣骨囊腫CT表現(xiàn)極為相似，因此術(shù)前傾向性考慮為該腫瘤，為手術(shù)方案的設(shè)計提供了重要指導(dǎo)。

治療方面，盡管動脈瘤樣骨囊腫有局部侵襲性，骨質(zhì)破壞較重，在肢體承重骨上容易導(dǎo)致病理性骨折，但病變相對局限，查閱文獻(xiàn)未見有遠(yuǎn)處侵犯的相關(guān)報道，本例術(shù)前行全身骨掃描后未發(fā)現(xiàn)其他部位轉(zhuǎn)移表現(xiàn)。因此治療的重點就在于對局部腫瘤的治療及病變骨骼的功能保留或者重建。單純病灶刮出植骨術(shù)后復(fù)發(fā)率較高，文獻(xiàn)報道高達(dá)60%［7］。臨床中有醫(yī)生采用一些附加措施以減少復(fù)發(fā)率，如行瘤體刮除后液氮冷凍植骨，利用高速磨鉆打磨的局部熱效應(yīng)滅活腫瘤組織等［8］，但效果均不理想，病變瘤段包括部分正常骨組織的整體切除，可有效減少復(fù)發(fā)幾率。但這又涉及病變骨骼切除后的功能保留及重建問題，在本例中由于鎖骨為上肢帶骨，起到連接胸廓及上肢肩關(guān)節(jié)的作用，參與上肢的活動，同時其病變范圍較長，遠(yuǎn)端達(dá)到肩鎖關(guān)節(jié)，近端超過鎖骨中外三分之一，在治療上既要考慮到瘤段的整體切除減少復(fù)發(fā)機(jī)會，又要考慮到鎖骨的功能保留。郭征［9］等認(rèn)為鎖骨位置表淺，鎖骨腫瘤只要不侵犯深層的神經(jīng)血管等重要結(jié)構(gòu)均建議行手術(shù)切除。Adolfsson和Ledger發(fā)現(xiàn)在切除鎖骨的成年患者中將導(dǎo)致肩關(guān)節(jié)不穩(wěn)繼發(fā)出現(xiàn)后期肩部無力，疼痛，部分患者還出現(xiàn)了肩部肌肉萎縮，肩部外形較健側(cè)不對稱，斜肩等并發(fā)癥［10］。因此，腫瘤切除后的鎖骨重建將極為重要，我們創(chuàng)造性的通過術(shù)前的設(shè)計根據(jù)鎖骨的中外三分之二段的形態(tài)，選取患者同側(cè)髂骨相同弧度的一段髂骨緣作為植骨材料，術(shù)前標(biāo)記，術(shù)中較為準(zhǔn)確地切取該段髂骨修整后準(zhǔn)確植入，鎖骨重建接骨板協(xié)助行鎖骨的重建，遠(yuǎn)端行肩鎖關(guān)節(jié)融合。

術(shù)后隨訪2年內(nèi)無腫瘤復(fù)發(fā)，病變部位鎖骨外形良好，植入的長段髂骨達(dá)到骨性愈合，肩關(guān)節(jié)功能獲得了較好保留。因此，瘤段整體切除行自體髂骨移植是鎖骨腫瘤切除后殘留骨缺損的一種良好重建材料來源，同時肩鎖關(guān)節(jié)融合后對患者肩關(guān)節(jié)功能短期內(nèi)并不會造成較大影響，但遠(yuǎn)期效果需繼續(xù)延長隨訪時間。

［1］徐愛德，徐文娟，劉吉華.骨關(guān)節(jié)CT和MRI診斷學(xué).濟(jì)南：山東科學(xué)技術(shù)出版社，2002：243-250.

［2］趙連生，呂志友.2192例骨腫瘤及瘤樣病變的病理統(tǒng)計分析.中華骨科雜志，1992，12（2）：89-93.

［3］Huvos AG.Bone tumor：diagnosis treatment and prognosis. 2ed.Philadelphia：Saunder，1991.

［4］陳建宇，劉慶余，沈君，等.骨巨細(xì)胞瘤繼發(fā)動脈瘤樣骨囊腫的影像診斷.中華放射學(xué)雜志，2007，43（12）：1309-1313.

［5］李忠哲，郭陽，田光磊.手部掌指骨動脈瘤樣骨囊腫的診斷和治療.中國骨與關(guān)節(jié)損傷雜志，2014，3（13）：

［6］崔巍，王金才，馮衛(wèi)華.動脈瘤樣骨囊腫的影像學(xué)診斷.中國CT和MRI雜志，2009，7（1）：.

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［8］Gibbs CP Jr，Hefele MC，Peabody TD，et al.Aneurysmal bone cyst of the extremities.Factors related to local recurrence after curettage with a high-speed burr.J Bone Joint SurgAm，1999，81（12）：1671-1678.

［9］郭征，王臻，王哲，等.異體鎖骨移植重建鎖骨腫瘤切除后骨缺損.中國修復(fù)重建外科雜志，2008，22（1）：

［10］Ledger M，Leeks N，Ackland T，et al.Short malunions of the clavicle：an anatomic and functional study.J Shoulder Elbow Surg，2005，14（4）：349-354.

Acase report of autologous iliac bone graft and reconstruction for clavicle aneurysmal bone cyst

WANG Yewu，ZHANG Yong，JIN Yumei*，REN Jing
（Department of Orthopaedics，F(xiàn)irst People's Hospital of Qujing City，Qujing 655000，Yunan，China）

2095-9958（2015）12-0173-03

10.3969/j.issn.2095-9958.2015.06-18

金玉梅，E-mail：454426641@qq.com