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    后顱窩血管母細(xì)胞瘤的影像學(xué)和治療特點(diǎn):59例臨床分析

    2016-10-11 01:35:41劉佳姜勇吳鵬飛李龍李連祥李志鵬景治濤中國醫(yī)科大學(xué)附屬第一醫(yī)院神經(jīng)外科沈陽110001
    關(guān)鍵詞:囊性母細(xì)胞小腦

    劉佳,姜勇,吳鵬飛,李龍,李連祥,李志鵬,景治濤(中國醫(yī)科大學(xué)附屬第一醫(yī)院神經(jīng)外科,沈陽 110001)

    后顱窩血管母細(xì)胞瘤的影像學(xué)和治療特點(diǎn):59例臨床分析

    劉佳,姜勇,吳鵬飛,李龍,李連祥,李志鵬,景治濤
    (中國醫(yī)科大學(xué)附屬第一醫(yī)院神經(jīng)外科,沈陽 110001)

    回顧性分析59例血管母細(xì)胞瘤患者的臨床資料,其中囊性血管母細(xì)胞瘤41例,實(shí)性血管母細(xì)胞瘤18例,比較二者的影像學(xué)表現(xiàn)、手術(shù)方法以及預(yù)后。囊性與實(shí)性血管母細(xì)胞瘤有各自的影像學(xué)以及手術(shù)治療特點(diǎn),實(shí)性血管母細(xì)胞瘤手術(shù)難度更大,手術(shù)療效差,手術(shù)風(fēng)險極高。

    血管母細(xì)胞瘤;影像;治療

    血管母細(xì)胞瘤又稱血管網(wǎng)狀細(xì)胞瘤,是一種少見的良性腫瘤,占顱內(nèi)腫瘤的1.5%~2.5%,多位于后顱窩,占成人幕下腫瘤的7%~12%[1],僅次于髓母細(xì)胞瘤和星形細(xì)胞瘤。血管母細(xì)胞瘤既可以散發(fā)出現(xiàn),也可以作為希佩爾-林道(Von Hippel-Lindau,VHL)綜合征的一部分而存在[2~4]。血管母細(xì)胞瘤多形成一個囊性結(jié)構(gòu)和一個血管病變組成的囊結(jié)節(jié),并且根據(jù)病灶的MRI表現(xiàn)可分為囊性與實(shí)性[5]。

    1 材料與方法

    1.1一般資料

    收集2011年1月至2014年12月間中國醫(yī)科大學(xué)附屬第一醫(yī)院神經(jīng)外科診治的59例后顱窩血管母細(xì)胞瘤患者,其中男29例,女30例,年齡最小18歲,最大83歲,平均46.5歲。59例后顱窩血管母細(xì)胞瘤中,囊性血管母細(xì)胞瘤41例,實(shí)性血管母細(xì)胞瘤18例。有7例診斷為VHL綜合征。根據(jù)起病癥狀特點(diǎn),可以分為慢性癥狀急性加重和急性起病2種。33例為慢性癥狀急性加重,病程2個月~3年,平均1年3個月,急性加重過程平均1個月。26例為急性起病,病程2 d~3個月,平均21 d。

    1.2臨床表現(xiàn)

    臨床主要以顱內(nèi)壓升高癥狀和局部壓迫癥狀為主,其中顱內(nèi)壓升高表現(xiàn)最多,為30例,共濟(jì)失調(diào)21例,感覺障礙15例,運(yùn)動障礙5例,聽力下降9例,面部麻木8例,癲癇起病2例。由于后顱窩狹小腫瘤多易堵塞腦脊液循環(huán)系統(tǒng),有21例伴有腦積水。

    1.3病灶分布及輔助檢查

    全部病例均術(shù)前采用顱腦MRI平掃+增強(qiáng),囊性中囊液多表現(xiàn)為長T1、長T2信號,瘤結(jié)節(jié)多表現(xiàn)為等T1、等或長T2信號,增強(qiáng)均勻,實(shí)性腫瘤呈T1W等信號、T2W高信號,增強(qiáng)后明顯均勻強(qiáng)化(圖1)。其中囊性41例,實(shí)性18例;大部分為單發(fā),少數(shù)為多發(fā);大部分位于小腦半球,為39例,小腦蚓部9例,橋小腦角2例,第四腦室5例,延髓4例,有3例為多發(fā)。囊性腫瘤直徑最大7.0 cm,最小3.0 cm,實(shí)性腫瘤直徑最大5.0 cm,最小直徑約2.5 cm,囊性腫瘤中囊結(jié)節(jié)最大直徑為1.0 cm,多數(shù)直徑為0.5 cm左右。術(shù)前3例分別被誤診為室管膜瘤、腦膜瘤及轉(zhuǎn)移癌。所有患者根據(jù)病情特點(diǎn)選擇電子計(jì)算機(jī)斷層掃描血管造影術(shù)(computed tomography angiography,CTA)或數(shù)字減影血管造影技術(shù)(digital subtraction angiography,DSA)檢查?;颊呔M(jìn)行血常規(guī)檢查,術(shù)前血紅蛋白值89~172 g/L,平均143.5 g/L,紅細(xì)胞計(jì)數(shù)(4.1~6.0)×1012/L,平均4.6×1012/L,只有2例高于正常水平。腹部超聲檢查可發(fā)現(xiàn)腹部器官相關(guān)病變,協(xié)助診斷VHL綜合征,其中1例合并胰腺囊腫,6例合并腎臟囊腫。

    1.4手術(shù)

    所有手術(shù)均在顯微鏡下進(jìn)行,對于體積較大、血流豐富、位置靠近腦干的腫瘤應(yīng)術(shù)前行CTA或DSA檢查,必要時行介入栓塞阻斷供血動脈,減少術(shù)中出血。7例囊性腫瘤與2例實(shí)性腫瘤術(shù)前1 d行介入栓塞主要供血動脈。對于一些壓迫第四腦室產(chǎn)生腦積水的腫瘤,術(shù)中可行腦室外引流術(shù),為手術(shù)及術(shù)后的恢復(fù)提供條件。4例患者行腦室外引流術(shù)。根據(jù)腫瘤位置不同,采用不同的手術(shù)入路,第四腦室、小腦蚓部以及小腦半球靠近中線的腫瘤采用后正中入路,偏離中線的小腦半球腫物采用枕下旁正中入路,橋腦小腦角腫瘤采用乙狀竇后入路。囊性腫瘤先穿刺囊,釋放囊液減壓,根據(jù)影像學(xué)提示的瘤結(jié)節(jié)分布情況,在囊內(nèi)仔細(xì)尋找瘤結(jié)節(jié),于瘤結(jié)節(jié)周圍電凝并逐步分離,最后將瘤結(jié)節(jié)完整切除。實(shí)性腫瘤先在瘤體外緣腦組織水腫層分離,找到腫瘤的供血動脈后電凝剪斷,再電凝切斷引流靜脈,最后將腫瘤完整切除;包膜不完整的腫瘤或周邊組織粘連嚴(yán)重情況下,應(yīng)最大限度切除腫瘤。

    圖1 患者術(shù)前及術(shù)后的MRI表現(xiàn)

    1.5統(tǒng)計(jì)學(xué)分析

    手術(shù)時間按照從切皮至關(guān)顱縫皮結(jié)束計(jì)算,囊性血管母細(xì)胞瘤的手術(shù)時間與實(shí)性血管母細(xì)胞瘤

    手術(shù)時間的比較采用t檢驗(yàn),以SPSS 22.0統(tǒng)計(jì)軟件進(jìn)行結(jié)果分析,P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

    2 結(jié)果

    術(shù)中1例囊性血管母細(xì)胞瘤中36例全切,5例大部分切除,全切率87.8%,18例實(shí)性血管母細(xì)胞瘤12例全切,6例部分切除,全切率66.7%。囊性血管母細(xì)胞瘤手術(shù)時間2~6 h,平均3.7 h,實(shí)性血管母細(xì)胞瘤手術(shù)時間3.5~8 h,平均6.0 h,實(shí)性血管母細(xì)胞瘤手術(shù)時間長于囊性血管母細(xì)胞瘤(P<0.05)。

    術(shù)后21例患者出現(xiàn)術(shù)后并發(fā)癥,其中面癱2例,聽力喪失2例,后組顱神經(jīng)癥狀6例,術(shù)后顱內(nèi)血腫3例,顱內(nèi)感染3例,肺部感染5例,部分患者出現(xiàn)多種并發(fā)癥。后組顱神經(jīng)癥狀病灶均位于橋小腦角區(qū)及延髓區(qū),切除位于此區(qū)的腫瘤很容易對后組顱神經(jīng)造成損害。所有患者中41例患者術(shù)前癥狀得到改善,10例患者癥狀未見明顯改善,4例患者癥狀加重,4例死亡。囊性血管母細(xì)胞瘤術(shù)后改善率可達(dá)78%,實(shí)性血管母細(xì)胞瘤可達(dá)66.7%。1例患者術(shù)后神志清楚,第7天突然出現(xiàn)意識不清,復(fù)查CT示腦干出血,很快腦疝死亡。1例患者術(shù)后昏迷,呼吸機(jī)輔助呼吸,術(shù)后7 d突然出現(xiàn)呼吸心跳驟停,搶救無效死亡。2例患者術(shù)后昏迷,氣管切開,長期臥床,其中1例出現(xiàn)多系統(tǒng)感染,另1例出現(xiàn)肺內(nèi)感染、感染性休克,最后死亡。所有死亡病例腫瘤均位于延髓及四腦室且為實(shí)性血管母細(xì)胞瘤。

    術(shù)后隨訪了52例患者,其中6例患者出現(xiàn)復(fù)發(fā),結(jié)合術(shù)前5例復(fù)發(fā)病例,共有10例患者出現(xiàn)過復(fù)發(fā),其中1例患者為第二次復(fù)發(fā),復(fù)發(fā)時間從3個月~4年不等。其中囊性血管母細(xì)胞瘤復(fù)發(fā)8例,復(fù)發(fā)率19.5%,實(shí)性血管母細(xì)胞瘤復(fù)發(fā)2例,復(fù)發(fā)率11.1%。

    3 討論

    1928年Cushing和Bailey首次建議使用血管母細(xì)胞瘤[6],腫瘤起源于中胚葉細(xì)胞的胚胎殘余組織,為真性血管性良性腫瘤。腫瘤由毛細(xì)血管和基質(zhì)細(xì)胞組成[7]。血管母細(xì)胞瘤發(fā)病有明顯的年齡學(xué)特征和部位特征,好發(fā)于中青年,男性多于女性,病變最常見的部位為小腦半球,本組病例位于小腦半球的占66.1%。

    VHL綜合征是一種常染色體顯性遺傳病,染色體短臂3p25上的VHL腫瘤抑制基因出現(xiàn)基因突變[8]。VHL綜合征診斷按照Glasker[9]等1999年提出的標(biāo)準(zhǔn):存在中樞神經(jīng)系統(tǒng)血管母細(xì)胞瘤,以及視網(wǎng)膜血管瘤、腎癌或囊腫、腎上腺嗜鉻細(xì)胞瘤、胰腺腫瘤或囊腫、附睪囊腺瘤;或任何一級親屬表現(xiàn)VHL綜合征損害;基因檢查結(jié)果呈陽性。具備上述任意兩項(xiàng)即可明確診斷為VHL綜合征。

    血管母細(xì)胞瘤根據(jù)其瘤內(nèi)有無囊變可分為有囊性和實(shí)性,二者在影像學(xué)、手術(shù)方法、療效方面均有巨大差別。囊性MRI中囊液多表現(xiàn)為長T1、長T2信號,瘤結(jié)節(jié)多表現(xiàn)為等T1、等或長T2信號,增強(qiáng)均勻,水腫少見或伴少量水腫,瘤結(jié)節(jié)內(nèi)可見血管流空影,病灶。實(shí)性腫瘤等呈T1信號、高T2信號,增強(qiáng)后明顯均勻強(qiáng)化,瘤內(nèi)或瘤周可出現(xiàn)血管流空現(xiàn)象,蛇形、遷曲的條狀低信號區(qū),多無明顯水腫。單純囊性血管母細(xì)胞瘤MRI及CT平掃均未發(fā)現(xiàn)結(jié)節(jié),而增強(qiáng)掃描發(fā)現(xiàn)囊周或遠(yuǎn)離囊腫部位出現(xiàn)異常強(qiáng)化結(jié)節(jié),這種異常強(qiáng)化結(jié)節(jié)在病理上與囊性囊結(jié)節(jié)相同,可作為診斷的依據(jù)之一[10]。術(shù)前應(yīng)行全腦DSA、MRA或CTA檢查,可以明確腫瘤的供血動脈和引流靜脈,以便術(shù)前進(jìn)行供血動脈栓塞或術(shù)中能夠準(zhǔn)確、及時阻斷瘤體供血動脈,降低手術(shù)風(fēng)險。

    顯微外科手術(shù)是治療本病的主要方法[11]。但后顱窩血管母細(xì)胞瘤由于鄰近重要結(jié)構(gòu),因而手術(shù)難度較大[12]。手術(shù)入路的正確選擇,可以使術(shù)野暴露充分,能夠做到充分止血,而且可以根據(jù)術(shù)中腦組織腫脹與否決定是否進(jìn)行減壓。腫瘤是血管源性,腫瘤內(nèi)部呈蔓狀粗大的血竇狀,有內(nèi)壁細(xì)胞而無肌層,阻斷血供后腫瘤會縮小,因而須先阻斷供血動脈,術(shù)前可行DSA供血動脈栓塞,有利于瘤體全切除[13]。腫瘤血供極其豐富,采用一般電凝方法難以止血,應(yīng)該用較小電流電凝,將一個層面完全分離后再向深部進(jìn)展,手術(shù)難度極大,因鄰近重要結(jié)構(gòu),手術(shù)需保證每一步術(shù)野清晰條件后,再向下一步進(jìn)行。視野不清晰情況下分離容易損傷顱神經(jīng),甚至腦干。最后沿腫瘤周圍分離并切斷引流靜脈,取出腫瘤。對于血管要辨別出引流靜脈與供血動脈,一旦先阻斷引流靜脈,瘤體會產(chǎn)生膨脹,而先阻斷供血動脈瘤體會縮小。因而難以辨認(rèn)的血管宜先嘗試阻斷,如無膨脹時再電凝切斷。囊性與實(shí)性血管母細(xì)胞瘤二者手術(shù)上還有各自特點(diǎn)。對于實(shí)性血管母細(xì)胞瘤應(yīng)從距腫瘤邊緣處分離,完整切除腫瘤,切忌分塊切除,也切忌切除前進(jìn)行腫瘤穿刺,否則極易引起難以控制的大出血,如果出現(xiàn)出血,進(jìn)行術(shù)中控制性降壓,降低全身血壓,減少腫瘤出血。而對于囊性血管母細(xì)胞瘤切除囊結(jié)節(jié)是手術(shù)目的,可以先切開囊壁吸出囊液,于囊壁內(nèi)進(jìn)行操作切除囊結(jié)節(jié),可避免損傷正常腦組織,再沿腫瘤包膜與正常腦組織分離,最后完整切除腫瘤。

    實(shí)性血管母細(xì)胞瘤切除率較囊性血管母細(xì)胞瘤要低。首先,實(shí)性血管母細(xì)胞瘤在術(shù)中相對于囊性血管母細(xì)胞瘤更容易產(chǎn)生大出血,且不易暴露出腫瘤的供血動脈。其次,實(shí)性血管母細(xì)胞瘤生長部位更靠近中線位置,位于第四腦室延髓等位置比例較高,增加了手術(shù)操作難度,也更容易損傷周圍結(jié)構(gòu)產(chǎn)生并發(fā)癥,也使得腫瘤無法按照其他部位進(jìn)行周圍分離,如果按照嚴(yán)格標(biāo)準(zhǔn),將會對患者造成嚴(yán)重?zé)o法治愈的并發(fā)癥。實(shí)性血管母細(xì)胞瘤患者手術(shù)后并發(fā)癥出現(xiàn)的概率與并發(fā)癥的嚴(yán)重程度要遠(yuǎn)高于囊性血管母細(xì)胞瘤。殘存的腫瘤組織更容易造成出血,實(shí)性血管母細(xì)胞瘤的手術(shù)操作更容易對正常組織造成損傷,且腫瘤有很大一部分靠近腦干,以上因素都增加了實(shí)性血管母細(xì)胞瘤術(shù)后并發(fā)癥的產(chǎn)生與加重。值得一提的是,雖然在這些部位腫瘤切除率較低,有所殘留,但復(fù)發(fā)率卻很低。但有文獻(xiàn)[14]認(rèn)為實(shí)性血管母細(xì)胞瘤更容易復(fù)發(fā),與本文結(jié)論不符。本組病例中,復(fù)發(fā)腫瘤全部位于小腦半球,且實(shí)性血管母細(xì)胞瘤與囊性血管母細(xì)胞瘤之間復(fù)發(fā)率無明顯的差異。

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    (編輯陳姜)

    Characteristicsof Imagingand TreatmentofPosterior Fossa Hemangioblastoma:ClinicalAnalysisof59Cases

    R737.14

    A

    0258-4646(2016)04-0371-04

    10.12007/j.issn.0258-4646.2016.04.021

    遼寧省省直醫(yī)院改革重點(diǎn)臨床科室診療能力建設(shè)項(xiàng)目

    劉佳(1987-),男,醫(yī)師,碩士.

    景治濤,E-mail:jinzhitao@hotmail.com

    2015-06-08

    網(wǎng)絡(luò)出版時間:

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