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    白色丘疹樣大皰性表皮松解癥二例

    2016-01-26 17:13:11張勝佳劉汝元于美玲張法義周桂芝陳聲利
    中國麻風皮膚病雜志 2016年11期
    關(guān)鍵詞:皰性丘疹雙下肢

    張勝佳劉汝元于美玲張法義周桂芝陳聲利

    ·病例報告·

    白色丘疹樣大皰性表皮松解癥二例

    張勝佳1,2劉汝元1,2于美玲1張法義1周桂芝1陳聲利1

    臨床資料 病例1,女 ,37歲,農(nóng)民。因雙下肢丘疹、水皰伴瘙癢加劇1年來我院就診。17年前患者雙下肢出現(xiàn)大小不一的丘疹及水皰,水皰可自行消退并留有萎縮性及肥厚性瘢痕。病情時輕時重,類似皮損反復出現(xiàn),而后波及肘、踝、足背等處,伴劇烈瘙癢?;颊咴诙嗉裔t(yī)院診斷為“丘疹性蕁麻疹”、“濕疹”、“癢疹”等并給予口服藥物、外用糖皮質(zhì)激素軟膏等治療,效果不佳。家族中無類似患者及其他遺傳病史。皮膚科查體:雙下肢伸側(cè)可見密集分布大小不一的鮮紅色丘疹及破潰水皰并伴有結(jié)痂,部分相互融合,間有散在萎縮及肥厚性瘢痕。雙脛、足部可見散在分布綠豆至黃豆大萎縮性瘢痕并伴有色素沉著,抓痕明顯,并可見水皰及結(jié)痂??谇火つ?-),指(趾)甲(-),毛發(fā)(-)(圖1,2)。輔助檢查:血、尿常規(guī)、生化常規(guī)無異常。皮損組織病理示:表皮淺表結(jié)痂,棘層變薄,真皮淺層血管增生,見粟丘疹,輕度單一核細胞浸潤(圖 3)。DIF:表皮細胞間及基底膜 IgG、C3、IgM、IgA陰性(圖4)。診斷:白色丘疹樣大皰性表皮松解癥。治療:維生素E 0.1 g,日1次;鹽酸非索非那定0.6 g日2次;糠酸莫米松乳膏外用。

    病例2,男,35歲,農(nóng)民。因雙下肢皮疹伴明顯瘙癢6個月來我院就診。6個月前患者雙下肢出現(xiàn)米粒至黃豆大丘疹及水皰,皮損反復出現(xiàn),無明顯規(guī)律,水皰可自行消退后留有萎縮及肥厚性瘢痕并伴劇烈瘙癢,但一直未予治療。家族中無類似患者及其他遺傳病史。查體:雙下肢伸側(cè)密集分布米粒至黃豆大鮮紅色丘疹及破潰水皰伴結(jié)痂,間有散在萎縮性及肥厚性瘢痕(圖5,6)??谇火つぁ⒅?趾)甲、毛發(fā)未見異常。輔助檢查:血、尿常規(guī)、生化常規(guī)無異常。皮損組織病理示:表皮輕度角化過度,表皮突萎縮,基底層液化,表皮下裂隙形成,其下方真皮血管略增生,周圍少許單一核細胞和血管外紅細胞(圖7)。診斷:白色丘疹樣大皰性表皮松解癥。治療:帕夫林2片日3次;維生素E 0.1 g日1次;糠酸莫米松乳膏外用。

    討論 白色丘疹樣大皰性表皮松解癥又稱Pasini型大皰性表皮松解癥。屬于常染色體顯性遺傳的營養(yǎng)不良型大皰性表皮松解癥的一種[1],多在嬰兒時期或兒童期發(fā)病,好發(fā)于軀干、四肢伸側(cè),反復出現(xiàn)水皰、大皰,尼氏征陰性,特征性皮損為白色丘疹,早期丘疹為鮮紅色,逐漸轉(zhuǎn)變?yōu)樘卣餍缘膱詫崱⑾笱腊咨那鹫頪2]。本病國內(nèi)文獻報道差異較大,發(fā)病年齡1個月~65歲不等[3],多數(shù)為青春期后發(fā)病,皮損為水皰、粟丘疹及扁平丘疹等,可為淡紅色、暗紅色、淡褐色、淡白色、象牙白色,亦可無自覺癥狀、微癢或瘙癢劇烈,多數(shù)患者有陽性家族史[4,5],亦有單發(fā)病例報道[3,6]。有學者認為其臨床差別可能與遺傳方式、病程、生活環(huán)境及個體差異等有關(guān)[3],亦有學者認為由于計劃生育政策的實施導致很少有大的家系,從而較難出現(xiàn)家族聚集現(xiàn)象[7]。本例患者家族中無類似病史,考慮為散發(fā)病例。多數(shù)學者認為本病不危及生命,預后良好。主要針對癥狀治療,可給予糖皮質(zhì)激素外用,口服抗組胺類藥物并囑其避免搔抓等措施,以緩解臨床癥狀。

    1山東省皮膚病性病防治研究所,濟南,250022 2濟南大學山東省醫(yī)學科學院醫(yī)學與生命科學學院,濟南,250062

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