口底皮樣囊腫伴舌瘺1例

吳平凡 雷振革 吳堅 陳林林

南昌大學(xué)附屬口腔醫(yī)院口腔頜面外科，南昌 330006

皮樣囊腫為胚胎發(fā)育時遺留于組織中的上皮細(xì)胞發(fā)展而形成[1]，屬于發(fā)育性囊腫，可發(fā)生于人體各個部位，通常發(fā)生于皮下，口底為口內(nèi)最常見的部位，占全身皮樣囊腫的1.6℅[2]。皮樣囊腫多見于青年期，生長緩慢，一般為口底孤立性包塊，伴有舌瘺者少見。本文報道1例口底皮樣囊腫伴舌瘺的病例，并對其診斷、治療及發(fā)生原因進(jìn)行探討。

1 病例報告

患者趙某某，女，20歲，2014年12月因舌下反復(fù)腫脹伴舌尖溢分泌物2年收入南昌大學(xué)附屬口腔醫(yī)院?；颊?年前出現(xiàn)舌下反復(fù)腫脹，且舌尖部有分泌物流出，行抗炎治療，腫脹可緩解，但不能完全消退。5 d前口底舌下明顯腫脹，于南昌大學(xué)第一附屬醫(yī)院行細(xì)胞穿刺檢查：舌尖及口底囊腫伴感染。本院門診以“口底皮樣囊腫伴舌瘺”收治入院。臨床檢查：口底舌系帶根部可見一腫物（圖1），大小約1.5 cm×1.5 cm，表面黏膜色澤正常，邊界清楚，微突出于黏膜表面，質(zhì)地中等，不活動，無壓痛。舌尖處有一針尖大小瘺口，吞咽時或擠壓口底包塊可見舌尖瘺口處有黃色角化物溢出。舌活動自如，無麻木感。結(jié)合病史及穿刺檢查考慮皮樣囊腫可能性大。

圖1 口底邊界清楚的包塊，大小1.5 cm×1.5 cmFig 1 Well marked swelling in the floor of the mouth measuring about 1.5 cm×1.5 cm

完善術(shù)前檢查后，于全身麻醉下行口底皮樣囊腫切除術(shù)+瘺管切除術(shù)，術(shù)中采取舌下正中縱行切口摘除囊腫，見腫物位于黏膜下，鈍性分離囊腫時，可見舌尖部有角化物溢出，包膜完整，與周圍組織無粘連，追蹤瘺管從舌腹部一直到舌尖舌背部（圖2），切除舌尖瘺口周圍部分舌肌，分層縫合傷口，口底留置橡皮引流條一根。術(shù)后病理：口底皮樣囊腫合并瘺管形成（圖3）。

圖2 手術(shù)切除囊腫與瘺管Fig 2 The macroscopic image of the surgical extract showing the cystic formation and fistula

圖3 術(shù)后病理影像 HE × 100Fig 3 Postoperative pathological image HE × 100

2 討論

皮樣囊腫屬于胚胎發(fā)育時多功能上皮殘留產(chǎn)生的先天性疾病，主要位于胚胎裂隙融合處。口腔部好發(fā)于口底正中，通常認(rèn)為是胚胎發(fā)育時下頜骨、舌骨鰓弓在中線融合時原始上皮碎片或殘留內(nèi)陷引起的[3]。本病例中皮樣囊腫位于口底正中靠近舌系帶根部，筆者認(rèn)為系第一、第二對鰓弓在中線融合時被埋入的上皮剩余或上皮碎片增生發(fā)育而成。

皮樣囊腫在成人中好發(fā)于20～30歲，表現(xiàn)為無痛性緩慢增長的包塊，大小從幾毫米到幾厘米，取決于其初期臨床表現(xiàn)，位于口底區(qū)可因逐漸出現(xiàn)阻塞現(xiàn)象如說話及吞咽困難而被重視，位于頦下區(qū)可被人誤認(rèn)“雙下巴”而漏診。囊腫生長緩慢，不易發(fā)現(xiàn)，如在青春期突然迅速增大，系皮脂腺分泌大量的皮脂和上皮脫落造成[3]。本例患者因舌尖處瘺口有豆渣樣物流出而就診，此亦為該疾病的臨床特征之一。彩超、頭顱CT或MRI等檢查可了解病變的囊實性、準(zhǔn)確部位、范圍及與周圍組織的解剖關(guān)系等。囊腫內(nèi)毛發(fā)的強回聲團(tuán)塊及聲影是皮樣囊腫的超聲特征性表現(xiàn)，但尚不具備顯示除毛發(fā)外其他皮膚附屬結(jié)構(gòu)的能力[4]，故對病變的鑒別診斷尚需結(jié)合病史及其他輔助檢查，如細(xì)針吸取活檢仍為明確腫物性質(zhì)的首選。皮樣囊腫應(yīng)與其他口腔囊腫相鑒別，如表皮樣囊腫、囊性水瘤、神經(jīng)纖維瘤、舌下腺囊腫。同時，還要與脂肪瘤、血管瘤及畸胎瘤相鑒別。

術(shù)中可見與囊腫相連的瘺管從舌腹正中部一直到舌尖背部，瘺口開口于舌背?；颊叻裾J(rèn)舌背有外傷及手術(shù)史，但有過腫脹疼痛等炎癥表現(xiàn)，因此瘺管可能是囊腫感染后形成或先天性的。如為先天形成，筆者認(rèn)為與舌的胚胎發(fā)育有密切關(guān)系。胚胎第5周時，第一對鰓弓內(nèi)側(cè)隆突迅速發(fā)育增長，并在中央部聯(lián)合形成舌體和舌尖。兩側(cè)的側(cè)隆突如果在中線融合不良，則產(chǎn)生分叉舌、瘺管等先天性畸形，如果在中線融合時表面的上皮未能全部退化，殘留上皮組織在出生后異常增殖、囊性變，即可形成中線性上皮性囊腫，并發(fā)感染時亦可發(fā)生瘺管。本例患者瘺管在舌腹面正中，符合這一論斷。

手術(shù)切除是口底皮樣囊腫的最佳治療方法，一般極少復(fù)發(fā)。雖然皮樣囊腫為先天性良性病變，但仍有潛在的惡變可能，如惡變?yōu)轺[狀細(xì)胞癌，因此宜盡早手術(shù)。本病例術(shù)中采取舌腹正中縱形切口進(jìn)路可避開舌下腺、頜下腺導(dǎo)管、舌神經(jīng)、舌深動靜脈等口底重要結(jié)構(gòu)，因而出血少，損傷小，并便于操作；但切開時應(yīng)注意舌下肉阜的后方正中部位，避免損傷下頜下腺導(dǎo)管開口。

[1]于世鳳. 口腔組織病理學(xué)[M]. 6版. 北京: 人民衛(wèi)生出版社, 2007:309.

[2]Makos C, Noussios G, Peios M, et al. Dermoid cysts of the floor of the mouth: two case reports[J]. Case Rep Med, 2011,2011:362170.

[3]Jadwani S, Misra B, Kallianpur S, et al. Dermoid cyst of the floor of the mouth with abundant hair: a case report[J].J Maxillofac Oral Surg, 2009, 8(4):388-389.

[4]賈譯清. 臨床超聲鑒別診斷學(xué)[M]. 2版. 南京: 江蘇科學(xué)技術(shù)出版社, 2007:166.