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    肺硬化性血管瘤伴大咯血一例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

    2013-08-22 11:11:42付志剛張曉磷羅仕華張志剛亓小虎
    介入放射學(xué)雜志 2013年6期
    關(guān)鍵詞:硬化性右肺栓塞

    付志剛,張曉磷,羅仕華,張志剛,亓小虎,熊 雄

    肺硬化性血管瘤(pulmonary sclerosing hemangioma,PSH)合并大咯血鮮見(jiàn)報(bào)道,本例患者通過(guò)介入栓塞后成功止血,隨后的外科術(shù)中出血量也明顯較少。本研究旨在探討PSH的DSA影像學(xué)表現(xiàn)及介入栓塞治療咯血的療效。

    1 臨床資料

    患者女,52歲。2011年3月因受涼后咳嗽,自行口服鎮(zhèn)咳藥(具體不詳)治療無(wú)效,且咳嗽加重伴少量咯血。外院診斷:支氣管擴(kuò)張。我院門(mén)診CT檢查:“考慮右肺中葉占位伴出血,肺癌可能性大”。入院后開(kāi)始大量咯血,2 d內(nèi)總咯血量達(dá)600~800 ml?;颊邿o(wú)頭暈頭痛,無(wú)發(fā)熱盜汗,無(wú)惡心,偶伴有嘔吐,無(wú)明顯胸悶心悸,無(wú)胸部疼痛,無(wú)腹痛腹脹。入院以來(lái)一般情況可,生命體征穩(wěn)定。血常規(guī)及凝血功能正常。遂以“支氣管大咯血”行急癥介入治療。

    X線胸片見(jiàn)雙肺紋理增多,右下肺野透亮度減低,右下肺野可見(jiàn)團(tuán)片狀影,邊界不清,密度不均,右心緣模糊,右側(cè)水平裂顯示清晰,其下方可見(jiàn)不規(guī)則片狀陰影。診斷:考慮右肺中葉感染。

    CT表現(xiàn)見(jiàn)右肺中葉類(lèi)圓形孤立結(jié)節(jié)影,邊界清晰,有包膜,其內(nèi)密度均勻,未見(jiàn)鈣化。遠(yuǎn)端肺組織感染伴肺泡內(nèi)可見(jiàn)少量積血。CT診斷為“右肺中葉占位性病變伴肺泡積血,肺癌可能性大”。未行CT 增強(qiáng)檢查(圖1a、b)。

    DSA表現(xiàn)及介入栓塞治療:DSA檢查見(jiàn)右側(cè)支氣管動(dòng)脈增粗、扭曲,右肺中葉可見(jiàn)增生的腫瘤血管及類(lèi)圓形結(jié)節(jié)染色,動(dòng)脈早期以腫瘤周邊染色為主(圖1c),延遲期逐步向中心充填(圖1d),腫瘤染色不均勻,病變邊界清晰,可見(jiàn)包膜。造影未見(jiàn)明顯對(duì)比劑溢出及動(dòng)靜脈瘺。DSA染色特點(diǎn)表現(xiàn)為“漸進(jìn)性”染色加深。診斷為“右肺中葉新生物,考慮良性腫瘤”。遂以明膠海綿顆粒行右側(cè)支氣管動(dòng)脈栓塞術(shù)(圖1e),栓塞后腫瘤血管及染色消失,咯血量明顯減少,術(shù)后患者未感不適。1周后行外科手術(shù)切除。

    手術(shù)經(jīng)過(guò)及病理:全麻下行“右肺中葉占位并縱隔淋巴結(jié)清除術(shù)”。探查胸腔無(wú)明顯積液,右中肺近肺門(mén)處有一4 cm×4 cm大小腫塊,質(zhì)稍軟。橫裂發(fā)育不完全,肺門(mén)淋巴結(jié)略腫大,余肺未及結(jié)節(jié)。清除下肺韌帶及肺門(mén)淋巴結(jié)、隆突下淋巴結(jié)、氣管旁淋巴結(jié)。手術(shù)經(jīng)過(guò)順利,出血不多。病理所見(jiàn):腫瘤界面清晰,有包膜。腫瘤切面呈灰白色,瘤組織周?chē)艹溲?,伴有炎癥。鏡下所見(jiàn)腫瘤組織突出的特征即具有血管瘤樣上皮結(jié)構(gòu)和乳頭狀結(jié)構(gòu)(圖1f)。免疫組化檢測(cè)結(jié)果為:CMA(+)、TIF(+)、CD34(+)、CK(+)、SY(-)、CK7(-)。 病理診斷:PSH。

    圖1 胸部結(jié)節(jié)CT、DSA和組織學(xué)圖

    2 討論

    PSH是肺內(nèi)少見(jiàn)的良性腫瘤,首先由Liebow于1956年報(bào)道。1980年世界衛(wèi)生組織(WHO)將其命名為PSH,1999年WHO對(duì)肺和胸膜腫瘤新分類(lèi)中將其列為混雜性腫瘤,確定其為源于原始呼吸道上皮的真性腫瘤,而不是非特異性炎癥所致的肺內(nèi)瘤樣增生病變[1-2]。PSH雖為良性腫瘤,亦可有肺門(mén)及縱隔淋巴結(jié)腫大以及肺內(nèi)轉(zhuǎn)移的報(bào)道,尤其在腫瘤體積較大時(shí),有惡性傾向[3-5]。組織學(xué)分為4種類(lèi)型,即上皮型、乳頭型、硬化型和出血型,各型在腫瘤內(nèi)部呈移行改變,以4型結(jié)構(gòu)共存居多。

    臨床特點(diǎn):PSH好發(fā)于中年女性,發(fā)病原因不明,可能與性激素有關(guān)[6]。一般無(wú)明顯臨床癥狀,體檢時(shí)發(fā)現(xiàn),偶爾有胸悶、胸痛、咳嗽、咳痰及痰中帶血等癥狀,本例以大咯血為主要臨床表現(xiàn)實(shí)屬罕見(jiàn)。病變以單發(fā)為主,多發(fā)少見(jiàn)。病變發(fā)生部位無(wú)特異性,多靠近胸膜面或葉間裂。

    病理特點(diǎn)及免疫表型:PSH主要由立方形細(xì)胞和多角形細(xì)胞構(gòu)成,目前公認(rèn)立方形細(xì)胞是由肺泡Ⅱ型肺泡上皮分化,但多角形細(xì)胞起源問(wèn)題一直存在不同看法。王妍等[7]利用激光捕獲顯微分割技術(shù)將硬化性血管瘤2種形態(tài)不同的細(xì)胞分割開(kāi),對(duì)其克隆性和基因表達(dá)進(jìn)行了進(jìn)一步分析,得出2種細(xì)胞具有相同的克隆性增生模式的結(jié)論,并認(rèn)為2種細(xì)胞是同一起源,均為腫瘤的實(shí)質(zhì)性成分,黃波等[8]研究免疫表型結(jié)果支持2種細(xì)胞是同一起源,但是分化程度不同,立方形細(xì)胞似更成熟,而多角形細(xì)胞較為幼稚,具有向神經(jīng)內(nèi)分泌分化能力,是一種具有多向分化潛能的細(xì)胞。

    CT表現(xiàn):典型CT平掃表現(xiàn)為肺內(nèi)孤立結(jié)節(jié),邊緣清晰光滑,病變內(nèi)部密度均勻,可見(jiàn)斑點(diǎn)狀鈣化,如壓迫臨近支氣管可出現(xiàn)腫瘤遠(yuǎn)端肺組織感染,甚或局部肺不張。不典型CT表現(xiàn)為病變內(nèi)部斑塊狀鈣化、空氣新月征、腫瘤囊樣變、磨玻璃樣變、支氣管內(nèi)新生物及肺內(nèi)多發(fā)結(jié)節(jié),其中“空氣新月征”被認(rèn)為是本病的特征性表現(xiàn),但出現(xiàn)率低。增強(qiáng)CT主要表現(xiàn)為“花斑”樣強(qiáng)化,這與組織病理相關(guān),明顯強(qiáng)化部分主要是乳頭區(qū)及血管瘤區(qū),輕度強(qiáng)化部分主要是實(shí)質(zhì)區(qū)及硬化區(qū)[9-12]。 淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移少見(jiàn)[13]。

    DSA表現(xiàn):本例DSA表現(xiàn)為右側(cè)支氣管動(dòng)脈增粗、扭曲,右肺中葉可見(jiàn)腫瘤血管及類(lèi)圓形結(jié)節(jié)染色,染色不均勻,染色特點(diǎn)表現(xiàn)為“漸進(jìn)性”染色加深。病變邊界清晰,可見(jiàn)包膜,未見(jiàn)動(dòng)靜脈瘺形成。此表現(xiàn)符合良性特征,其不均勻染色與增強(qiáng)CT“花斑”樣強(qiáng)化的特點(diǎn)相似。支氣管動(dòng)脈栓塞后造影腫瘤血管及腫瘤染色消失。

    鑒別診斷:① 肺癌,形態(tài)不規(guī)則,邊界毛糙,“短毛刺、臍凹、胸膜凹陷、分葉”是其主要特征,增強(qiáng)表現(xiàn)為不均勻或均勻輕度強(qiáng)化。②錯(cuò)構(gòu)瘤,脂肪密度及“爆米花”樣鈣化可助鑒別。③炎性假瘤,臨床上有感染病史,影像學(xué)表現(xiàn)上“長(zhǎng)毛刺”是其特點(diǎn)。④結(jié)核球,具有不規(guī)則鈣化及衛(wèi)星病灶。增強(qiáng)環(huán)形強(qiáng)化或不強(qiáng)化。

    治療及預(yù)后:目前檢查手段難以確診PSH,臨床首選治療是外科手術(shù),主張對(duì)其肺段、肺葉及支氣管袖進(jìn)行切除。預(yù)后良好,罕見(jiàn)術(shù)后復(fù)發(fā),僅國(guó)外文獻(xiàn)有報(bào)道術(shù)后復(fù)發(fā)病例,再次手術(shù)后預(yù)后仍較好[14-16]。PSH并發(fā)大咯血臨床罕見(jiàn),導(dǎo)致臨床診斷及治療都不明確。本例患者合并大咯血先行介入栓塞止血,咯血立即停止,效果明顯。栓塞治療既可減少患者窒息的可能,又減少了外科術(shù)中的出血。PSH的DSA影像學(xué)特點(diǎn)為“漸進(jìn)性”染色加深,據(jù)此特點(diǎn),對(duì)于CT平掃懷疑PSH的患者是否可以行CT增強(qiáng)檢查,比較各期的CT值,如有逐步增高的趨勢(shì),至少要懷疑PSH的可能。

    綜上所述,PSH的影像學(xué)診斷有其特征性,但也存在諸多不典型性,易造成誤診。對(duì)疑及PSH的患者除一般常規(guī)CT平掃外,也可行CT增強(qiáng)多期掃描幫助診斷。PSH治療以手術(shù)切除為主達(dá)成共識(shí),但隨著介入技術(shù)的發(fā)展以及對(duì)PSH認(rèn)識(shí)水平的提高,對(duì)于能確診的PSH患者,介入栓塞治療術(shù)是否可作為其內(nèi)科性切除的方法,值得進(jìn)一步研究。

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