輸卵管交界性腫瘤合并扭轉(zhuǎn)及壞死1例

[摘要]"回顧性分析華中科技大學(xué)同濟(jì)醫(yī)學(xué)院附屬武漢市中心醫(yī)院后湖院區(qū)1例輸卵管交界性腫瘤合并扭轉(zhuǎn)及壞死患者的診療過(guò)程。該患者急診行腹腔鏡下右側(cè)輸卵管切除術(shù)，因術(shù)后病檢提示右側(cè)輸卵管交界性漿液性腫瘤，后再次入院行腹腔鏡下右側(cè)卵巢術(shù)及部分大網(wǎng)膜切除術(shù)，術(shù)后恢復(fù)良好，隨訪1年，未見(jiàn)復(fù)發(fā)?？偨Y(jié)輸卵管交界性腫瘤合并扭轉(zhuǎn)及壞死病例的臨床特點(diǎn)及診治方法，并結(jié)合相關(guān)文獻(xiàn)進(jìn)行總結(jié)分析。

[關(guān)鍵詞]"輸卵管腫瘤；交界性腫瘤；臨床病理特征

[中圖分類號(hào)]"R711.7""""""[文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼]"A""""""[DOI]"10.3969/j.issn.1673-9701.2025.09.033

輸卵管腫瘤是少見(jiàn)的女性生殖系統(tǒng)腫瘤，在婦科腫瘤疾病中發(fā)病率極低[1]。輸卵管交界性腫瘤是一種組織形態(tài)及生物學(xué)行為介于惡性與良性之間的腫瘤，輸卵管交界性腫瘤與卵巢交界性腫瘤相似，平均發(fā)病年齡20～45歲。輸卵管交界性腫瘤患者臨床上無(wú)癥狀，易漏診及誤診，發(fā)生蒂扭轉(zhuǎn)合并壞死的患者較少見(jiàn)?，F(xiàn)將華中科技大學(xué)同濟(jì)醫(yī)學(xué)院附屬武漢市中心醫(yī)院后湖院區(qū)婦科二病區(qū)收治的1例輸卵管交界性腫瘤合并扭轉(zhuǎn)及壞死的病例報(bào)道如下。

1""臨床資料

患者，女，33歲，已婚。2023年4月14日因“下腹痛5h”為主訴入院。平素月經(jīng)規(guī)律，初潮12歲，周期5/29d，經(jīng)量中等，無(wú)痛經(jīng)。末次月經(jīng)2023年3月8日?；颊呓Y(jié)婚年齡28歲，孕3次，陰道分娩1次，人工流產(chǎn)2次?；颊呷朐呵?h無(wú)明顯誘因在睡眠時(shí)出現(xiàn)下腹疼痛，呈持續(xù)性，以右下腹痛為主，腹痛逐漸加重，無(wú)發(fā)熱、尿頻、尿急、尿血、轉(zhuǎn)移性腹痛、嘔吐、心慌等特殊不適。于2023年4月14日4：00外院查腹部CT示：盆腔類圓形低密度影，約96mm×76mm×87mm，考慮附件來(lái)源。后于2023年4月14日7：00從下級(jí)醫(yī)院轉(zhuǎn)至華中科技大學(xué)同濟(jì)醫(yī)學(xué)院附屬武漢市中心醫(yī)院后湖院區(qū)?；颊呒韧w健，無(wú)手術(shù)及外傷史。父母體健，否認(rèn)家族遺傳病史。體格檢查：體溫36.5℃，脈搏80""""次/min，呼吸18次/min，血壓120/80mmHg（1mmHg=0.133kPa）。查體：腹軟，下腹部壓痛，無(wú)反跳痛，移動(dòng)性濁音陰性。婦科檢查：外陰、陰道、宮頸未見(jiàn)異常，子宮前位，正常大小，活動(dòng)可，無(wú)壓痛，右側(cè)附件區(qū)可捫及一直徑約9cm包塊，質(zhì)中，活動(dòng)度尚可，伴壓痛，無(wú)反跳痛，左側(cè)附件區(qū)未見(jiàn)明顯異常。

患者于2023年4月14日于我院急診行入院經(jīng)腹子宮附件彩超檢查示：子宮右前方非均質(zhì)性囊腫，約9.1cm×8.4cm×9.5cm，邊界清晰，內(nèi)部回聲不均，可見(jiàn)密集細(xì)弱光點(diǎn)，考慮右側(cè)附件囊腫伴蒂扭轉(zhuǎn)可能性大。患者于2023年4月14日8：00收入院，入院后生化檢查：D-二聚體0.83μml"FEU↓；血常規(guī)：血細(xì)胞比容34.70%↓，中性粒細(xì)胞百分比79.60%↑，淋巴細(xì)胞計(jì)數(shù)1.26×109/L，淋巴細(xì)胞百分比15.6%↓，中性粒細(xì)胞計(jì)數(shù)6.41×109/L↑，血紅蛋白117g/L，患者有炎癥反應(yīng)，但并無(wú)貧血及血栓形成風(fēng)險(xiǎn)；凝血常規(guī)、肝腎功能、血人絨毛膜促性腺激素、尿常規(guī)、C反應(yīng)蛋白均未見(jiàn)異常；免疫傳染病四項(xiàng)均陰性。

患者入院后初步診斷為右側(cè)卵巢囊腫蒂扭轉(zhuǎn)，2023年4月14日17：30急診行全麻下腹腔鏡探查術(shù)，術(shù)中見(jiàn)子宮大小正常、形態(tài)規(guī)則、表面光滑，右側(cè)輸卵管系膜囊腫增大，直徑約10cm，蒂部順時(shí)針扭轉(zhuǎn)4圈，右側(cè)輸卵管增粗壞死呈暗紅色，囊液清亮，右側(cè)卵巢未見(jiàn)扭轉(zhuǎn)，顏色大小均正常，未見(jiàn)明顯異常；左側(cè)輸卵管可見(jiàn)一直徑為4cm系膜囊腫，囊液清亮，左側(cè)卵巢未見(jiàn)明顯異常。無(wú)盆腔積液，無(wú)腹水，盆腹腔、大網(wǎng)膜、腸管、闌尾未見(jiàn)明顯異常。因患者較年輕，手術(shù)行腹腔鏡下右側(cè)輸卵管切除術(shù)及左側(cè)輸卵管系膜囊腫剝除術(shù)。切除右側(cè)輸卵管及左側(cè)輸卵管系膜囊腫后剖視標(biāo)本見(jiàn)右側(cè)輸卵管增粗壞死，雙側(cè)輸卵管系膜囊腫表面及囊壁光滑，內(nèi)為清亮液體。術(shù)后病理檢查回報(bào)（圖1）：①左側(cè)輸卵管系膜囊腫；②右側(cè)輸卵管交界性漿液性腫瘤，另查及胚胎殘余囊腫。右側(cè)輸卵管免疫組化：細(xì)胞角蛋白7（cytokeratin"7，CK7）（+）、核轉(zhuǎn)錄因子（paired"box"8，Pax-8）（+）、波形蛋白（+）、腎母細(xì)胞瘤基因1（wilm’s"tumor"gene，WT-1）（+），雌激素受體（estrogen"receptor，ER）（–）、孕激素受體（progesterone"receptor，PR）（–）、P16基因（部分+），編碼肝細(xì)胞核因子1β（hepatocyte"nuclear"factor"1β，HNF1β）（–）、天冬氨酸蛋白酶肽酶A（napsinA，NAPSA）（–）、細(xì)胞角蛋白20（cytokeratin"20，CK20）（–）、P53基因（野生型表達(dá)），增殖標(biāo)志物Ki-67標(biāo)記指數(shù)（marker"of"proliferation"Ki-67"lebeling"index，Ki-67"LI）約5%?；颊哂?023年4月20日于外院進(jìn)行病理切片會(huì)診示：①右側(cè)輸卵管交界性漿液性腫瘤；②左側(cè)輸卵管系膜囊腫。因患者有生育要求，于2023年6月28日再次入院，為排除胃腸道轉(zhuǎn)移可能性行胃腸鏡檢查，胃腸鏡檢查未見(jiàn)異常。遂行腹腔鏡下右側(cè)卵巢切除術(shù)+左側(cè)卵巢活檢術(shù)+部分大網(wǎng)膜切除術(shù)+盆腔腹膜活檢術(shù)，術(shù)中快切回報(bào)：（左側(cè)卵巢活檢組織）未見(jiàn)明確腫瘤性病變，有待常規(guī)病檢結(jié)果確診。（右側(cè)卵巢）良性上皮性病變，確診待常規(guī)多處取材。術(shù)后病檢顯示左側(cè)卵巢活檢組織：（左側(cè)）卵巢囊性濾泡；右側(cè)卵巢：（右側(cè)）卵巢黃體囊腫，濾泡囊腫伴出血。（右側(cè)卵巢）免疫組化：Pax8（–）、CK20（–）、CK7（–），Ki-67局灶高增殖。部分大網(wǎng)膜、左側(cè)腹膜活檢組織、右側(cè)腹膜活檢組織：（雙側(cè)腹膜活檢組織）鏡下見(jiàn)纖維脂肪組織，襯間皮細(xì)胞，間質(zhì)小血管豐富，請(qǐng)結(jié)合臨床。（部分大網(wǎng)膜）組織鏡下未見(jiàn)明顯異常。腹腔沖洗液送病檢：（腹水）鏡下見(jiàn)間皮細(xì)胞、淋巴細(xì)胞、中性粒細(xì)胞、巨噬細(xì)胞，未見(jiàn)腫瘤細(xì)胞。

該病例術(shù)后診斷：右側(cè)輸卵管交界性漿液性腫瘤ⅠA期、右側(cè)輸卵管扭轉(zhuǎn)。手術(shù)與卵巢癌類似，采取分期手術(shù)原則，術(shù)后未行化療等特殊處理，2023年10月11日華中科技大學(xué)同濟(jì)醫(yī)學(xué)院附屬武漢市中心醫(yī)院門(mén)診復(fù)查傷口愈合良好，鱗狀上皮細(xì)胞癌抗原（squamous"cell"carcinoma"antigen，SCC/SCCA）2.40ng/ml，CA125"45.80"U/ml，余檢查結(jié)果未見(jiàn)異常，B超及盆腔CT未見(jiàn)異常。術(shù)后對(duì)患者進(jìn)行抗炎及對(duì)癥治療3個(gè)月，復(fù)查監(jiān)測(cè)患者腫瘤標(biāo)志物、B超、CT等結(jié)果均未見(jiàn)異常?；颊哂?024年7月2日門(mén)診復(fù)查，鱗狀上皮細(xì)胞癌抗原SCC、糖類抗原125、糖類抗原199、甲胎蛋白、癌胚抗原均陰性，血常規(guī)、凝血常規(guī)、肝腎功能等未見(jiàn)異常，婦科經(jīng)陰道彩超未見(jiàn)異常，未見(jiàn)腫瘤復(fù)發(fā)，因手術(shù)后時(shí)間尚短，仍需進(jìn)一步隨訪觀察。

2""討論

輸卵管交界性腫瘤好發(fā)于單側(cè)，大多數(shù)患者為體檢時(shí)偶然發(fā)現(xiàn)盆腔包塊，無(wú)明顯體征與臨床表現(xiàn)，發(fā)生扭轉(zhuǎn)及壞死的患者極少見(jiàn)，B超等影像學(xué)檢查極易將輸卵管來(lái)源腫瘤與卵巢來(lái)源腫瘤相混淆，導(dǎo)致誤診及漏診，確診依賴于病理檢查。本例患者入院時(shí)診斷為右側(cè)卵巢囊腫蒂扭轉(zhuǎn)，術(shù)中所見(jiàn)為右側(cè)輸卵管病變，術(shù)后病理結(jié)果為右側(cè)輸卵管交界性腫瘤，后限期行保留生育功能的全面分期手術(shù)，明確分期，規(guī)范治療的同時(shí)保留患者的生育功能。

2.1""輸卵管交界性腫瘤的診斷

輸卵管腫瘤在女性生殖系統(tǒng)腫瘤中發(fā)病率最低，僅占婦科腫瘤的0.14%～1.80%，輸卵管腫瘤中以漿液性輸卵管癌最為多見(jiàn)，各個(gè)年齡段的婦女均有發(fā)現(xiàn)輸卵管腫瘤，而年齡為40～65歲婦女最多發(fā)[2]。輸卵管交界性腫瘤在輸卵管腫瘤中更罕見(jiàn)，根據(jù)文獻(xiàn)檢索國(guó)內(nèi)外報(bào)道輸卵管交界性腫瘤不足40例。首例輸卵管交界性腫瘤于1986年由Gatto等[3]報(bào)告，其發(fā)病年齡與卵巢交界性腫瘤類似，平均發(fā)病年齡20～45歲[4]。最小年紀(jì)的輸卵管交界性腫瘤是Stephens等[5]報(bào)道的1例3歲女童患輸卵管交界性腫瘤的罕見(jiàn)病例。在臨床上患輸卵管交界性腫瘤的患者無(wú)明顯的臨床癥狀，腫瘤標(biāo)志物基本正常，B超可顯示為患者一側(cè)附件包塊，該側(cè)卵巢光滑未見(jiàn)明顯異常。實(shí)際上，由于在臨床手術(shù)中輸卵管腫瘤與卵巢腫瘤難以區(qū)分，輸卵管交界性腫瘤肉眼與輸卵管積液相似，輸卵管交界性腫瘤的發(fā)病率很

圖1""病理切片（蘇木精-伊紅染色，×40）

A.交界性腫瘤囊內(nèi)結(jié)構(gòu)復(fù)雜，gt;10%的區(qū)域襯覆上皮增生（復(fù)層、出芽和乳頭），箭頭處是出現(xiàn)一定異型性的襯覆立方或柱狀的輸卵管型上皮細(xì)胞乳頭狀結(jié)構(gòu)；B.交界性腫瘤中可出現(xiàn)單個(gè)細(xì)胞或細(xì)胞團(tuán)游離在腔內(nèi)，箭頭處為游離細(xì)胞團(tuán)

有可能被低估。關(guān)于輸卵管腫瘤的病因尚不明確，有學(xué)者通過(guò)流行病學(xué)統(tǒng)計(jì)相關(guān)數(shù)據(jù)發(fā)現(xiàn)排卵次數(shù)增加及慢性盆腔炎可能與輸卵管腫瘤相關(guān)[6]。雖然輸卵管腫瘤無(wú)相應(yīng)的特異性標(biāo)志物，但朱莉等[7]在對(duì)58例輸卵管腫瘤患者的分析中證實(shí)糖類抗原125（carbohydrate"antigen"125，CA125）是輸卵管腫瘤患者無(wú)病生存率與總生存率的獨(dú)立危險(xiǎn)因素。CA125是診斷婦科疾病常用的輔助檢查指標(biāo)，CA125升高常見(jiàn)于子宮腺肌病、子宮內(nèi)膜異位癥、卵巢惡性腫瘤等。研究顯示超過(guò)80%的輸卵管腫瘤患者術(shù)前CA125升高，而CA125聯(lián)合人附睪蛋白4對(duì)輸卵管腫瘤的早期診斷敏感度高達(dá)71.4%[8]。輸卵管交界性腫瘤無(wú)特異性體征，無(wú)明顯臨床表現(xiàn)，也無(wú)特異影像學(xué)征象，導(dǎo)致輸卵管交界性腫瘤術(shù)前診斷困難，國(guó)內(nèi)僅張功逸等[9]報(bào)道1例在術(shù)前診斷明確病例。輸卵管交界性腫瘤多為術(shù)中偶然發(fā)現(xiàn)，術(shù)后病理證實(shí)，病理檢驗(yàn)的運(yùn)用極大增加輸卵管腫瘤的確診率，因此病理檢驗(yàn)仍是輸卵管交界性腫瘤診斷的金標(biāo)準(zhǔn)。輸卵管交界性腫瘤在病理上稱為潛在低度惡性腫瘤，分為輸卵管漿液性交界性腫瘤、輸卵管黏液性交界性腫瘤、輸卵管子宮內(nèi)膜樣交界性腫瘤等[10]。輸卵管交界性腫瘤在病理學(xué)特征上與卵巢交界性腫瘤類似，但生物特征上無(wú)明顯證據(jù)或研究表明二者存在關(guān)聯(lián)。

本例患者33歲，無(wú)典型輸卵管腫瘤三聯(lián)征，僅在發(fā)生輸卵管扭轉(zhuǎn)時(shí)出現(xiàn)明顯腹痛，可觸及腹部包塊，體檢盆腔彩超提示盆腔類圓形低密度影，考慮附件來(lái)源；B超提示可能為右側(cè)卵巢囊腫蒂扭轉(zhuǎn)；腫瘤常見(jiàn)標(biāo)志物未見(jiàn)異常。術(shù)中發(fā)現(xiàn)患者雙側(cè)卵巢并無(wú)異常，右側(cè)輸卵管增粗扭轉(zhuǎn)壞死，術(shù)后病檢結(jié)果示右側(cè)輸卵管交界性腫瘤。病理切片可見(jiàn)囊內(nèi)結(jié)構(gòu)復(fù)雜，可見(jiàn)乳頭分支及單個(gè)細(xì)胞或細(xì)胞團(tuán)游離在腔內(nèi)，局灶出現(xiàn)微乳頭型成分，范圍lt;5mm，缺乏間質(zhì)浸潤(rùn)，細(xì)胞形態(tài)有一定的異型性，符合輸卵管交界性腫瘤病理診斷標(biāo)準(zhǔn)。

免疫組化具有較高的敏感度和特異性，已成為細(xì)胞醫(yī)學(xué)基礎(chǔ)研究和臨床病理診斷中應(yīng)用最為廣泛的不可或缺的病理技術(shù)手段之一，除診斷及鑒別診斷外，還可用于疾病的預(yù)后判斷及對(duì)治療反應(yīng)的預(yù)測(cè)。在婦科腫瘤方面同樣也大量運(yùn)用免疫組化協(xié)助診斷疾病及預(yù)后預(yù)測(cè)，但輸卵管交界性腫瘤病例數(shù)量稀少，無(wú)詳細(xì)及系統(tǒng)的免疫組化研究，只能參考卵巢交界性腫瘤進(jìn)行分析。本病例的CK7、Pax-8、波形蛋白、WT-1（+）、P16（部分+）表明腫瘤來(lái)源于上皮細(xì)胞；ER、PR（部分+）表明腫瘤對(duì)激素敏感度低，激素治療對(duì)該受體部分陽(yáng)性患者的治療無(wú)明顯意義；HNF-1β、NapsinA、CK20是卵巢惡性腫瘤特征性標(biāo)志物，本病例為陰性說(shuō)明腫瘤來(lái)源并非卵巢[11]；Ki-67是公認(rèn)的腫瘤預(yù)后指標(biāo)，Ki-67含量越高預(yù)后越差，本例患者免疫組化Ki-67含量為5%，預(yù)后較好?？傊?，免疫組化可分析出該患者的腫瘤是非卵巢來(lái)源的對(duì)激素治療不敏感的上皮細(xì)胞腫瘤，預(yù)后較好。

2.2""輸卵管交界性腫瘤鑒別診斷

輸卵管交界性腫瘤無(wú)明顯臨床特征，確診有賴于病理檢查。應(yīng)與以下疾病進(jìn)行鑒別診斷。

2.2.1""附件炎性腫塊""輸卵管積水、輸卵管卵巢囊腫或盆腔包裹性積液均可引起腹脹、盆腔包塊，有時(shí)可引起膿性陰道分泌物或發(fā)熱。

2.2.2""卵巢腫瘤""無(wú)特異性臨床癥狀，超聲、CT等影像學(xué)有時(shí)可鑒別，病理檢查為確診金標(biāo)準(zhǔn)。

2.2.3""子宮內(nèi)膜癌""多以不規(guī)則陰道出血為主訴，偶有陰道排液，易與輸卵管腫瘤三聯(lián)征混淆，診刮可鑒別。

2.2.4""輸卵管癌""輸卵管癌臨床癥狀與輸卵管交界性腫瘤相似，鏡下表現(xiàn)可見(jiàn)多數(shù)乳頭狀結(jié)構(gòu)形成篩狀結(jié)構(gòu)及羅馬橋，乳頭分支多，范圍gt;5mm。

2.3""輸卵管交界性腫瘤的治療

輸卵管交界性腫瘤目前沒(méi)有統(tǒng)一的治療方法，現(xiàn)治療手段與卵巢交界性腫瘤類似。對(duì)育齡期有生育需求的患者可采取保留生育功能的手術(shù)，此類手術(shù)對(duì)有生育需求的輸卵管交界性腫瘤患者安全有效，且手術(shù)后患者預(yù)后一般良好，無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)研究證實(shí)輸卵管交界性腫瘤術(shù)后需后續(xù)化療或放療[12]。根據(jù)文獻(xiàn)檢索輸卵管交界性腫瘤術(shù)后無(wú)復(fù)發(fā)案例，術(shù)后隨訪時(shí)間最長(zhǎng)為Zheng[13]等研究報(bào)道的隨訪時(shí)間為6年，無(wú)復(fù)發(fā)。早期、漿液性交界性腫瘤、年齡偏小提示預(yù)后更好。

本例患者進(jìn)行患側(cè)附件的切除，對(duì)對(duì)側(cè)卵巢進(jìn)行活檢后保留對(duì)側(cè)附件，術(shù)后恢復(fù)良好，既排除轉(zhuǎn)移又排除卵巢腫瘤可能。該患者因急腹癥行急診手術(shù)，術(shù)中肉眼未見(jiàn)患側(cè)輸卵管明顯異常，未能在術(shù)中進(jìn)行病理冰凍切片快速檢查。輸卵管交界性腫瘤肉眼與輸卵管系膜囊腫類似，無(wú)明顯乳頭狀或菜花樣新生物，極易發(fā)生漏診及誤診。同時(shí)，體位及發(fā)生壞死等原因，B超也極易漏診及誤診。在日常的手術(shù)中，手術(shù)時(shí)仍應(yīng)剖視標(biāo)本，對(duì)可疑的輸卵管病變可送病理快切，病理仍是診斷輸卵管交界性腫瘤的金標(biāo)準(zhǔn)。

研究證實(shí)繼發(fā)于輸卵管腫瘤的播散性盆腔內(nèi)漿液性腫瘤多來(lái)源于輸卵管傘端內(nèi)膜，輸卵管傘端內(nèi)膜上皮細(xì)胞易脫落種植于盆腔腹膜[14]。當(dāng)輸卵管發(fā)生病變時(shí)，細(xì)胞黏附力變低，更易脫落種植。本病例第2次手術(shù)不僅切除患側(cè)卵巢，還進(jìn)行大網(wǎng)膜切除術(shù)及雙側(cè)盆腔腹膜活檢術(shù)，以便排除存在腹腔內(nèi)種植轉(zhuǎn)移可能，有效降低患者術(shù)后復(fù)發(fā)的可能。

綜上，輸卵管交界性腫瘤預(yù)后好、復(fù)發(fā)率低，好發(fā)于育齡期女性，臨床診斷較困難，易出現(xiàn)誤診及漏診，病理學(xué)診斷為輸卵管交界性腫瘤診斷金標(biāo)準(zhǔn)。但由于病例少，臨床上極其罕見(jiàn)，一般參考卵巢交界性腫瘤進(jìn)行治療，可根據(jù)不同的患者情況及患者需求制定治療方案，標(biāo)準(zhǔn)化的治療方案有賴于臨床工作者進(jìn)一步積累與研究。

利益沖突：所有作者均聲明不存在利益沖突。

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（收稿日期：2024–12–19）

（修回日期：2025–03–17）