腹壁寄生性平滑肌瘤并發(fā)播散性腹膜平滑肌瘤病1 例報告及文獻復(fù)習

［摘 要］ 目的：探討腹腔鏡下子宮肌瘤核出術(shù)后出現(xiàn)腹壁寄生性平滑肌瘤 （PM） 并發(fā)播散性腹膜平滑肌瘤病 （DPL） 患者的診療經(jīng)過，以提高對該病的臨床認識水平和診療水平。方法：收集1例腹腔鏡下子宮肌瘤核出術(shù)后出現(xiàn)腹壁PM 并發(fā)DPL 患者的臨床資料，分析其發(fā)病原因、臨床特點、診斷、鑒別診斷和治療經(jīng)過，并回顧相關(guān)文獻。結(jié)果：患者，女性，49歲，因自覺腹部包塊1年入院。?？撇轶w，臍左下側(cè)腹壁捫及大小約為6 cm×4 cm 包塊，活動性欠佳，邊界尚清，無壓痛；臍下方右側(cè)腹部捫及大小約為7 cm×5 cm 包塊，活動性尚可，邊界清晰，無壓痛。婦科彩超，臍孔左下方皮下可探及大小約為6. 6 cm×2. 7 cm 的低回聲。臍孔下方腹腔內(nèi)可探及大小約為7. 6 cm×3. 3 cm的低回聲。淺表局部彩超，左下腹腹直肌內(nèi)可見大小約為5. 79 cm×2. 55 cm×4. 74 cm 低回聲，邊緣光滑，較淺處距皮約1. 97 cm，較深處距皮約4. 73 cm，深方及淺方未穿破腹直肌外膜，深方緊鄰腹膜。診斷為子宮肌瘤、腹部腫物和子宮肌瘤核出術(shù)后。擇期在靜吸復(fù)合全麻下行開腹子宮平滑肌瘤核出術(shù)、腹壁平滑肌瘤切除術(shù)和腹膜平滑肌瘤切除術(shù)，手術(shù)過程順利，患者術(shù)后恢復(fù)良好，順利出院。結(jié)論：PM和DPL無典型臨床特點，需借助影像學檢查等輔助診斷，手術(shù)探查為主要治療手段，多為良性，有惡性轉(zhuǎn)化可能，患者術(shù)后需進一步隨訪。

［關(guān)鍵詞］ 寄生性平滑肌瘤； 播散性腹膜平滑肌瘤?。?種植； 病例報告

［中圖分類號］ R711. 74 ［文獻標志碼］ B

寄生性平滑肌瘤（parasitic leiomyoma， PM）是由于某些原因完全或部分脫離子宮，依靠其他組織或器官提供血運的特殊類型肌瘤［1］， 于1909 年首次提出［2］， PM 病灶常見于盆腔、小腸、直腸、陰道殘端和腹腔鏡的Trocar 口等［3］。播散性腹膜平滑肌瘤?。╠isseminated peritonealis leiomyomatosis，DPL） 的特征為腹膜內(nèi)散布多個平滑肌瘤， 于1952 年首次報道［4］，于1965 年命名［5］，臨床罕見，迄今為止包括PM 在內(nèi)大約報道200 例?，F(xiàn)收集本院1 例PM 并發(fā)DPL 患者的臨床資料，并進行文獻復(fù)習，結(jié)合診療過程探討其發(fā)病原因、臨床特點和診斷及治療方法等，加深臨床醫(yī)生對該病的認識。

1 臨床資料

1. 1 一般資料 患者，女性，49歲，于入院前1年自行觸及2 個腹部包塊，位于臍下兩側(cè)，如雞蛋大小，無觸痛。入院前2 個月開始出現(xiàn)月經(jīng)量增多，約為平時月經(jīng)量的2 倍，經(jīng)血色鮮紅，有少量凝血塊，伴輕微下腹痛。無惡心嘔吐，無腹瀉和里急后重感，無畏寒發(fā)熱，無胸悶氣急。入院前13 d 本院婦科彩超顯示：子宮各壁可探及多個低回聲，最大的位于右側(cè)壁近宮底，大小約為4. 1 cm×3. 9 cm。臍孔左下方皮下可探及大小約6. 6 cm×2. 7 cm 的低回聲。臍孔下方腹腔內(nèi)可探及大小約為7. 6 cm×3. 3 cm 的低回聲（圖1）， 遂以“ 子宮肌瘤、腹部腫物和子宮肌瘤核出術(shù)后” 收治入院。既往手術(shù)史：分別于13 年前和5 年前因“子宮肌瘤”在當?shù)蒯t(yī)院行腹腔鏡下子宮肌瘤核出術(shù)2 次，術(shù)中均核出多個肌瘤，且將肌瘤旋切粉碎后取出。

1. 2 專科查體 患者臍左下側(cè)腹壁可捫及大小約為6 cm×4 cm 包塊， 活動性欠佳， 邊界尚清， 無壓痛。臍下方右側(cè)腹部捫及大小約為7 cm×5 cm包塊，活動性尚可，邊界清晰，無壓痛。外陰發(fā)育正常，已婚已產(chǎn)型，陰道通暢，黏膜伸展性良好，分泌物色白， 量少， 無異味。宮頸光滑， 子宮前位，大小約為10 cm×8 cm×6 cm，質(zhì)韌，子宮右側(cè)壁觸及捫及大小約為4 cm×4 cm 肌瘤樣結(jié)節(jié)，活動性良好， 無壓痛。雙側(cè)附件區(qū)未捫及明顯包塊。

1. 3 輔助檢查 婦科彩超顯示：子宮各壁可探及多個低回聲，最大的位于右側(cè)壁近宮底，大小約為4. 1 cm×3. 9 cm。臍孔左下方皮下可探及大小約為6. 6 cm×2. 7 cm 的低回聲。臍孔下方腹腔內(nèi)可探及大小約為7. 6 cm×3. 3 cm 的低回聲。

淺表局部彩超顯示：左下腹腹直肌內(nèi)可見大小約為5. 79 cm×2. 55 cm×4. 74 cm 低回聲，邊緣光滑，較淺處距皮約1. 97 cm，較深處距皮約4. 73 cm，深方及淺方未穿破腹直肌外膜， 深方緊鄰腹膜。見圖2。

腹部計算機斷層平掃：左下腹部可見3 個團塊狀軟組織密度影， 較大者約為6 cm×3. 3 cm×6. 3 cm，密度均勻。

患者其余實驗室相關(guān)檢驗結(jié)果、宮頸癌篩查、心電圖和胸部計算機斷層平掃等均未見明顯異常。

1. 4 診療經(jīng)過 入院后結(jié)合病史、查體和相關(guān)輔助檢查初步診斷為：子宮肌瘤、腹部腫物、子宮肌瘤核出術(shù)后?？紤]患者可能為臨床較為罕見的子宮肌瘤并發(fā)腹壁和腹膜種植病例，決定手術(shù)探查，因患者堅決要求保留子宮， 遂于2023 年8 月14 日在靜吸復(fù)合麻醉下行開腹子宮肌瘤核出術(shù)、腹壁腫物切除術(shù)和腹膜腫物切除術(shù)。術(shù)中腹正中左側(cè)旁開2 cm 縱行切口， 長約10 cm， 逐層切開腹壁各層，見切緣左側(cè)上1/3 處腹直肌后方與腹膜之間1 個大小約為6 cm×4 cm 肌瘤樣物， 鈍銳性分離將腫物完整核出。打開腹膜進入腹腔，于切緣腹膜表面可見1 個4 cm×4 cm 和1 個3 cm×4 cm 肌瘤樣物，二者緊密相連，附著處腹膜血管豐富。見圖3。探查結(jié)果可見子宮各壁多個肌瘤樣結(jié)節(jié)，最大者位于右側(cè)壁近宮底，大小約為4 cm×4 cm，其余肌瘤結(jié)節(jié)直徑為1～2 cm。術(shù)中診斷：子宮平滑肌瘤、腹壁平滑肌瘤和腹膜平滑肌瘤。術(shù)中將子宮體肌瘤、腹壁肌瘤和腹膜肌瘤核出，手術(shù)順利結(jié)束。

1. 5 術(shù)后病理 手術(shù)切除標本經(jīng) HE染色結(jié)果顯示：（子宮肌瘤核出） 平滑肌瘤局部富于細胞（多枚），另見腺肌瘤；（腹壁腫物核出） 平滑肌瘤局部伴變性；（腹膜腫物核出） 平滑肌瘤局部伴變性。見圖4。

患者于術(shù)后第7 天順利出院，囑其術(shù)后密切隨診，定期復(fù)查。

2 討 論

平滑肌瘤由平滑肌細胞和少量纖維結(jié)締組織構(gòu)成， 子宮富含豐富的平滑肌纖維， 可發(fā)生平滑肌瘤，而腹壁和腹膜組織中不含平滑肌組織，由此可證實該例患者腹壁和腹膜平滑肌瘤來源于其他組織，符合病理診斷子宮平滑肌瘤［6］，該患者為腹壁PM 并發(fā)DPL。

PM 主要分為自發(fā)性和繼發(fā)性，自發(fā)性PM 為帶蒂的漿膜下肌瘤脫離子宮的血液供應(yīng)后借助于其他器官或組織的血運生長；繼發(fā)性PM 多為醫(yī)源性所致， 與子宮肌瘤手術(shù)史有關(guān)［7］。研究［2］ 顯示：既往無手術(shù)史且子宮本身無肌瘤的患者也可出現(xiàn)PM。該患者腹壁子宮平滑肌瘤位于腹直肌后方與腹膜之間，結(jié)合既往2 次腹腔鏡核肌瘤并旋切肌瘤病史，傾向于醫(yī)源性植入，考慮其既往2 次手術(shù)旋切子宮肌瘤時可能碎屑濺至腹壁Trocar 口周圍或Trocar 表面，在Trocar 進出過程中，細小肌瘤碎屑植入于腹壁內(nèi)寄生， 依靠腹直肌表面血管血液供應(yīng)，得以增殖生長。多數(shù)PM 患者在其他檢查或相關(guān)手術(shù)中發(fā)現(xiàn)，多無明顯癥狀，自覺癥狀可表現(xiàn)為腹部疼痛、觸及腫塊、腫塊壓迫相關(guān)癥狀和腹脹等［8］。該患者就診時出現(xiàn)腹部腫塊，既往有腹腔鏡子宮肌瘤切除病史，應(yīng)考慮PM，并排除平滑肌細胞惡變可能［3］。除外醫(yī)源性PM，其他發(fā)病原因和危險因素仍需進一步研究，目前治療方式以手術(shù)為主，根據(jù)病灶大小和部位合理選擇術(shù)式，對于無癥狀或病灶較小且除外惡性可能的， 可選擇密切隨訪， 若具有手術(shù)禁忌證者必要時可行內(nèi)分泌治療［9］。

DPL 作為一種罕見病， 其特征是腹膜表面存在多發(fā)良性平滑肌瘤增生，對于平滑肌瘤的大小和數(shù)量無明確定義［10］。妊娠、長期使用避孕藥、既往子宮平滑肌瘤手術(shù)、絕經(jīng)后使用激素替代治療、全子宮和雙側(cè)附件切除術(shù)后、雌激素相關(guān)腫瘤、卵巢過度刺激、服用他莫西芬的女性和部分男性均可能出現(xiàn)DPL， 多數(shù)患者存在雌激素受體和孕激素受體陽性，但仍有少數(shù)患者雌激素受體和孕激素受體為陰性［11-13］。該病病因不詳，可能與激素刺激、遺傳、醫(yī)源性和腹膜間充質(zhì)細胞化生為平滑肌細胞、成纖維細胞、肌成纖維細胞及蛻膜細胞等因素有關(guān)。對于遺傳易感女性，術(shù)中分解取出子宮肌瘤或子宮時，微小的肌瘤組織、細胞脫落于腹腔內(nèi)，在多種因素的刺激下，通過增殖與周圍組織形成新的血管， 逐漸生長， 直至發(fā)展為DPL。有研究［4，14-16］ 基于遺傳理論，對5 個微衛(wèi)星位點進行雜合性缺失分析結(jié)果顯示：5 個微衛(wèi)星位點均表現(xiàn)出相同的非隨機X 染色體失活模式， 證實DPL 是由良性平滑肌組織或子宮肌瘤細胞的植入和增殖引起， 是醫(yī)源性DPL， 但其遺傳易感及內(nèi)在因素還需進一步研究。DPL 患者臨床表現(xiàn)不一， 可無癥狀或繼發(fā)相關(guān)并發(fā)癥如腹痛等［17］， 主要通過影像學檢查（超聲、計算機斷層掃描和核磁共振顯像）確診［18］。

該患者49 歲， 為圍絕經(jīng)期女性， 無口服雌激素類藥物或避孕藥物史， 考慮醫(yī)源性DPL 可能性大。與經(jīng)典DPL 比較，醫(yī)源性DPL 有如下不同特點：①既往有腹腔鏡下核肌瘤或子宮切除病史；②較少與妊娠、口服避孕藥物或雌激素相關(guān)卵巢腫瘤病史相關(guān)；③患者結(jié)節(jié)直徑通常較大，數(shù)量較少；④腫瘤較少自行消退， 大部分需手術(shù)切除治療［19］。該患者情況與上述特點相符。DPL 的主要鑒別診斷包括腹膜內(nèi)平滑肌肉瘤、PM、良性轉(zhuǎn)移性平滑肌瘤和靜脈內(nèi)平滑肌瘤病：①腹膜內(nèi)平滑肌肉瘤。腹膜內(nèi)平滑肌肉瘤廣泛分布于盆腔和腹腔；肉瘤主要起源于腹膜后， 位于上腹部、腸系膜根部或腹膜后，常伴壞死和囊性改變，顯微鏡下觀察，肉瘤細胞分化差，呈高度非典型增生［10］；②PM。當子宮肌瘤自發(fā)或因醫(yī)源性因素與原來位置分離，重新附著于其他位置，即發(fā)生PM，腫塊通常表現(xiàn)為直徑較大且數(shù)量較少［20］； ③良性轉(zhuǎn)移性平滑肌瘤。良性轉(zhuǎn)移性平滑肌瘤通常為良性肌瘤向?qū)嵸|(zhì)臟器轉(zhuǎn)移，最常出現(xiàn)肺轉(zhuǎn)移， 也可出現(xiàn)在圓韌帶或髂靜脈附近；④靜脈內(nèi)平滑肌瘤病。靜脈內(nèi)平滑肌瘤病是指良性平滑肌細胞侵入血管內(nèi)，進一步通過大靜脈和動脈擴散，并可在心腔內(nèi)形成腫塊［5，21］。

隨著腹腔鏡微創(chuàng)技術(shù)的不斷發(fā)展，婦科腔鏡中肌瘤醫(yī)源性寄生不斷出現(xiàn)， 尚無有效方法完全避免，預(yù)防措施包括：在密閉式粉碎袋中旋切，旋切器緩慢旋切，必要時降低腹腔內(nèi)CO2 氣體壓力［22］；擴大腹部小切口至2～3 cm 將標本取出［23］；充分灌洗腹腔和Trocar 口［24］；手術(shù)結(jié)束前，應(yīng)先盡量排盡腹腔內(nèi)氣體再緩慢拔除Trocar， 防止“ 煙囪效應(yīng)”［25］ 。DPL 致病因素很多， 還有很多相關(guān)機制需要進一步研究，雖多為良性，但仍存在惡性轉(zhuǎn)化可能，曾有報道［11］ 顯示DPL 出現(xiàn)平滑肌肉瘤惡性轉(zhuǎn)化。

綜上所述，PM 和DPL 的發(fā)病原因較復(fù)雜，需進一步研究， 醫(yī)源性因素可通過改進手術(shù)細節(jié)規(guī)避。因PM 和DPL 無典型臨床特點，需結(jié)合既往病史及影像學檢查輔助診斷。手術(shù)治療為主要治療方法，腫瘤雖多為良性，但仍具有惡性轉(zhuǎn)化可能，患者術(shù)后需密切隨訪。

利益沖突聲明：所有作者聲明不存在利益沖突

作者貢獻聲明：張金萍參與論文的整體設(shè)計和撰寫，佟玲玲參與論文的審閱和指導(dǎo)，高璐參與臨床資料的收集和整理，程洪晶參與病理切片審閱，盛敏佳參與文章審閱和修改。

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