Robert子宮合并宮角妊娠1例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

［摘要］ Robert子宮是一種罕見的子宮畸形，常表現(xiàn)為腹痛、痛經(jīng)。本文回顧性分析了我院收治的１例Ro-bert子宮合并宮角妊娠病人，并結(jié)合文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，探討其臨床特點(diǎn)、診斷及治療，為該病的的臨床診療提供參考。

［關(guān)鍵詞］ Robert子宮；妊娠，宮角；子宮縱隔；病例報(bào)告

［中圖分類號］ R714.224;R713.4

［文獻(xiàn)標(biāo)志碼］ B

［文章編號］ 2096-5532（2024）06-0934-03

doi：10.11712/jms.2096-5532.2024.60.188

［開放科學(xué)（資源服務(wù)）標(biāo)識碼（OSID）］

［網(wǎng)絡(luò)出版］ https：//link.cnki.net/urlid/37.1517.R.20241231.1551.010;2025-01-02 15：28：22

Robert’s uterus with cornual pregnancy： a case report and literature review

CHANG Xiaotong， TIAN Shuxu， YAN Lili， LIU Guanghui， LENG Zhe， HUANG Yu

（Department of Gynaecology， Qingdao Women and Children′s Hospital Affiliated to Qing-

dao University， Qingdao 266000， China）

［Abstract］ Robert’s uterus is a rare uterine malformation that often manifests asabdominal pain and dysmenorrhea. This article retrospectively analyzes a patient with Robert’s uterus and cornual pregnancy who was admitted to our hospital， and a literature review was performed to explore its clinical features， diagnosis， and treatment， in order to provide a reference for the clinical diagnosis and treatment of this disease.

［Key words］ Robert’s uterus; pregnancy， cornual; septate uterus; case reports

Robert子宮是不對稱性阻塞型完全縱隔子宮，1970年由ROBERT^[1]首次報(bào)道。該病多表現(xiàn)為不同程度的痛經(jīng)，且進(jìn)行性加重，可繼發(fā)盆腔子宮內(nèi)膜異位癥和盆腔粘連。該病發(fā)病率極低，檢索1970 年至今國內(nèi)外文獻(xiàn)共有30余例，均為病例報(bào)道。2020年8月8日我院收治1例Robert子宮合并宮角妊娠病人，本文通過分析該病人的診治經(jīng)過，并結(jié)合國內(nèi)外相關(guān)文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，探討其臨床特點(diǎn)、診斷及治療，為Robert子宮合并宮角妊娠的臨床診療提供參考。

1 病例報(bào)告

病人，女，27歲，因“停經(jīng)17⁺⁵周，陰道流液3 h”于2020年8月8日入住我院。既往體健，2017年于外院行“子宮輸卵管造影”，自述“正?！?，未見報(bào)告單。病人平素月經(jīng)規(guī)律，周期26 d，經(jīng)期4～5 d，末次月經(jīng)時(shí)間為2020年4月7日。適齡結(jié)婚，G2P0，既往于外院行2次“體外受精-胚胎移植術(shù)（IVF-ET）”，后均于早孕期發(fā)生自然流產(chǎn)。2020年6月8日，病人停經(jīng)2月首診于我院。行經(jīng)陰道B超檢查示：子宮右偏，橫徑狹窄，僅探及右宮角內(nèi)膜，厚約21 mm，肌層內(nèi)回聲均勻；宮體左側(cè)見橫徑約47 mm妊娠囊，張力可，內(nèi)見活動(dòng)近成形胎兒，妊娠囊周邊見肌層回聲，厚約4.4 mm，與右側(cè)宮體漿膜層相連續(xù)?？紤]左側(cè)殘角子宮妊娠可能，建議終止妊娠，病人拒絕。本次入院后行婦科檢查示：陰道內(nèi)見大量積血塊及鮮血，量約70 mL。復(fù)查經(jīng)陰道B超：子宮內(nèi)探及左右兩個(gè)宮腔，兩者未見明顯相通，左側(cè)宮腔妊娠、外凸明顯，宮腔可見單活胎，右側(cè)宮腔積血。行盆腔磁共振成像（MRI）示：子宮體積增大，偏左側(cè)宮腔可見胎兒及胎盤組織，胎盤呈環(huán)形，羊水明顯減少，左側(cè)宮角部膨出明顯；偏右側(cè)宮腔下部可見團(tuán)塊狀稍短T 1、短T 2信號，DWI呈高信號；兩側(cè)宮腔之間見粗條狀等信號分割，信號等同于子宮肌層，未見大的缺損（圖1）。經(jīng)院內(nèi)婦科、產(chǎn)科、麻醉科、影像科、超聲科多學(xué)科會(huì)診，考慮診斷：孕17⁺⁵周，子宮發(fā)育畸形，宮角妊娠可能，難免流產(chǎn)。建議終止妊娠，終止妊娠方式建議行剖宮取胎術(shù)，根據(jù)術(shù)中子宮形態(tài)明確診斷，并決定是否行子宮成形術(shù)。于2020年8月10日行剖宮取胎術(shù)，術(shù)中見：單個(gè)子宮，子宮底連續(xù)無中斷，增大如孕5個(gè)月大，形態(tài)欠規(guī)則，左側(cè)宮角部外凸明顯，表面血管怒張，漿肌層完整，部分區(qū)域菲?。▓D2），雙側(cè)卵巢均皺縮明顯。避開宮底血管怒張區(qū)，于宮體中段斜行切開子宮前壁，進(jìn)入宮腔，見宮腔內(nèi)一斜隔，斜隔始自宮底，斜行向下，止于宮體左側(cè)壁中段，將宮腔一分為二，斜隔中央見一直徑約3 cm自然孔洞（圖3），胚胎位于左上側(cè)的宮腔內(nèi)、左側(cè)圓韌帶起始點(diǎn)橫切面內(nèi)側(cè)，右下側(cè)宮腔內(nèi)充滿積血。根據(jù)術(shù)中所見，行子宮斜隔切除術(shù)、子宮成形術(shù)及宮腔球囊填塞術(shù)。術(shù)中取出一死胎、胎盤及胎膜，切除子宮斜隔后融合宮腔，宮腔內(nèi)形態(tài)恢復(fù)正常，縫合子宮，修復(fù)后子宮形態(tài)正常（圖4）。術(shù)后為止血及預(yù)防宮腔粘連行宮腔Folley球囊填塞，球囊內(nèi)注入生理鹽水10 mL，自陰道引出球囊引流管。術(shù)后5 d自陰道放出球囊內(nèi)生理鹽水，取出宮腔球囊，陰道出血不多，腹部切口甲級愈合，準(zhǔn)其出院，囑病人嚴(yán)格避孕2年。

病人術(shù)后1月時(shí)月經(jīng)來潮，經(jīng)量較平素?zé)o改變。月經(jīng)來潮后于我院門診復(fù)查，行婦科檢查未見明顯異常。復(fù)查經(jīng)陰道超聲示：子宮體大小約53 mm×64 mm×47 mm，形態(tài)規(guī)則，宮底部肌層內(nèi)回聲不均勻，宮腔內(nèi)膜清晰居中，內(nèi)膜厚3.0 mm。囑病人繼續(xù)嚴(yán)格避孕，并予優(yōu)思悅口服促進(jìn)內(nèi)膜恢復(fù)，后病人定期復(fù)查經(jīng)陰道超聲。術(shù)后6月復(fù)查經(jīng)陰道超聲提示子宮形態(tài)規(guī)則，大小正常，宮底部肌層內(nèi)回聲均勻，宮腔內(nèi)膜清晰居中，內(nèi)膜厚8.0 mm。

2 討" 論

Robert子宮為苗勒管發(fā)育畸形的一種，此種畸形診斷困難，文獻(xiàn)報(bào)道多為術(shù)中偶然發(fā)現(xiàn)，且常被誤診為與單角子宮不相通的殘角子宮^[2]。Robert子宮宮腔內(nèi)的縱隔偏于宮腔一側(cè)，將該側(cè)宮腔完全封閉，使之成為與陰道或?qū)?cè)宮腔不相通的盲腔。病人的首發(fā)臨床表現(xiàn)常為原發(fā)性痛經(jīng)，隨著宮腔內(nèi)的積血逐漸增多，可經(jīng)輸卵管逆流至盆腔，繼發(fā)盆腔子宮內(nèi)膜異位癥、卵巢子宮內(nèi)膜異位囊腫、盆腔粘連，甚至導(dǎo)致不孕^[3-4]。該病的發(fā)病率極低，目前文獻(xiàn)報(bào)道相關(guān)疾病30余例。MUSSET等^[5]概括Robert子宮的特征為：①原發(fā)性痛經(jīng)；②子宮造影顯示為單角子宮，而腹腔鏡檢查顯示子宮外觀正常；③不伴泌尿系統(tǒng)的畸形。三維超聲和MRI對評估Robert子宮有一定價(jià)值，此外，超聲在診斷、計(jì)劃手術(shù)和指導(dǎo)宮腔鏡檢查和術(shù)后評估方面具有重要意義，可用于評估術(shù)前與術(shù)后的子宮體積和形狀^[4]。與典型的Robert子宮不同，本例病人幾乎沒有任何癥狀，能夠自然受孕，且能夠平穩(wěn)度過早孕期，說明其子宮內(nèi)膜功能正常，經(jīng)血以獨(dú)特的方式排出。本例病人術(shù)中明確診斷為Robert子宮合并左宮角妊娠，且病人子宮斜隔上可見一直徑約3 cm孔洞，未導(dǎo)致宮腔積血，故該病人無原發(fā)性痛經(jīng)及經(jīng)血潴留表現(xiàn)，同時(shí)，受精卵、精子也可以通過這個(gè)孔洞轉(zhuǎn)移，兩側(cè)的卵子都可以通過這個(gè)孔洞受精。本例病人需與Ⅱ型殘角子宮妊娠、單角子宮妊娠、輸卵管間質(zhì)部妊娠及縱隔子宮合并宮角妊娠相鑒別。根據(jù)術(shù)中所見，子宮底連續(xù)無中斷，宮腔內(nèi)一斜隔，斜隔始自宮底，斜行向下，止于宮體左側(cè)壁中段，可排除單角子宮、殘角子宮及縱隔子宮；根據(jù)術(shù)中胚胎位于左上側(cè)的宮腔內(nèi)、左側(cè)圓韌帶起始點(diǎn)橫切面內(nèi)側(cè)，可排除輸卵管間質(zhì)部妊娠。故該病人Robert子宮合并左宮角妊娠診斷明確。

根據(jù)影像學(xué)診斷Robert子宮較為困難，就本病例而言，病人既往子宮輸卵管造影無明顯異常。術(shù)前B超及盆腔MRI均提示宮腔分為左側(cè)宮腔及右側(cè)宮腔，左側(cè)宮腔內(nèi)可見一羊膜腔及一胎兒回聲，雙側(cè)宮腔不相通，仍不能除外殘角子宮妊娠。二維B超在診斷子宮畸形上存在局限性^[6]。MRI對軟組織分辨率更高，且可以多維度展示縱隔形態(tài)及位置，亦可清晰顯示子宮外部形態(tài)及子宮內(nèi)部宮腔結(jié)構(gòu)^[7]。

本例病人術(shù)前行MRI提示子宮分為兩個(gè)宮腔，左右宮腔之間見肌樣隔狀結(jié)構(gòu)，但該病人停經(jīng)時(shí)間較長，胎兒已成形，羊膜囊較大，妊娠組織位于左側(cè)宮腔，故MRI尚不能排除雙側(cè)宮腔之間隔為子宮縱隔或被撐大的殘角子宮壁。Robert子宮與殘角子宮的鑒別點(diǎn)為殘角子宮與單角子宮的宮底分開，似雙角狀。因此，孕前宮腹腔鏡聯(lián)合檢查是診斷Robert子宮的“金標(biāo)準(zhǔn)”^{[ 8]}。

手術(shù)是治療Robert子宮的唯一有效方法，手術(shù)方式應(yīng)遵循個(gè)體化原則^[9]。目前文獻(xiàn)報(bào)道，手術(shù)方式主要有：①經(jīng)腹子宮矯正手術(shù)，可行子宮斜隔切除后宮腔融合術(shù)，或半子宮切除并結(jié)扎同側(cè)輸卵管；②宮腔鏡電切斜隔隔板，可同時(shí)予腹腔鏡和（或）B超監(jiān)護(hù)^[10]。對于無阻塞型Robert子宮合并妊娠，若胚胎著床于較大宮腔內(nèi)，是否繼續(xù)妊娠尚無文獻(xiàn)參考；若胚胎著床于較小宮腔內(nèi)，其妊娠結(jié)局類似于宮角妊娠或殘角子宮妊娠，子宮破裂風(fēng)險(xiǎn)較高^[3]，建議盡早終止妊娠，終止妊娠方式可選擇剖宮取胎術(shù)，術(shù)中同時(shí)行子宮斜隔切除術(shù)。本例病人停經(jīng)17⁺⁵周，羊膜囊破裂，左宮角妊娠，建議終止妊娠，因影像學(xué)提示左右宮腔間有隔板，若行傳統(tǒng)藥物引產(chǎn)終止妊娠失敗率較高，而且子宮破裂的風(fēng)險(xiǎn)極大。本例病人較年輕，有生育要求，故選擇了以剖宮取胎術(shù)的方式終止妊娠，根據(jù)術(shù)中所見，同時(shí)行子宮斜隔切除術(shù)、子宮成形術(shù)，最后行宮腔球囊填塞預(yù)防宮腔粘連，術(shù)后恢復(fù)快，隨訪效果良好。

綜上所述，Robert子宮是一種罕見的子宮畸形，其早期診斷和合適的手術(shù)治療十分重要。婦科及超聲科醫(yī)師在評估和處理子宮畸形和子宮內(nèi)膜異位癥病例時(shí)，應(yīng)警惕Robert子宮，以保護(hù)生育力，避免不當(dāng)處理。Robert子宮合并宮角妊娠的影像學(xué)檢查應(yīng)首選MRI，對于有生育要求的女性，終止妊娠的方式可選擇剖宮取胎術(shù)、子宮斜隔切除術(shù)及子宮成形術(shù)。術(shù)后應(yīng)告知病人合理避孕及注意預(yù)防宮腔粘連的形成。Robert子宮的早期及時(shí)診斷和適當(dāng)處理是保護(hù)生育功能的重要因素。

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（本文編輯 劉寧）