保留腎單位手術(shù)治療腎竇血管平滑肌脂肪瘤的經(jīng)驗總結(jié)

Surgical experience of nephron-sparing surgery for the treatment of renal sinus angiomyolipoma

XU Chuxiao，PAN Dameng，LIU Lei，WANG Guoliang，MA Lulin，ZHANG Shudong

（Department of Urology，Peking University Third Hospital，Beijing 100191，China）

ABSTRACT：Objective To investigate the efficacy of nephron-sparing surgery （NSS） for the treatment of renal sinus angiomyolipoma and summarize the surgical experience.Methods The clinical data and follow-up results of 10 cases of renal sinus angiomyolipoma treated during Sep.2014 and Feb.2022 in our hospital were retrospectively analyzed.Results The patients included 1 male and 9 female.The mean tumor diameter was （5.7±2.8） cm.The RENAL score was 8 in 1 case，9 in 3 cases，10 in 4 cases，and 11 in 2 cases.Retroperitoneal laparoscopic partial nephrectomy was conducted in 3 cases，robot-assisted laparoscopic partial nephrectomy in 3 cases，and open partial nephrectomy by transabdominal approach in 4 cases.All operations were successful.The median operation time was 225 （97-340） minutes and the median warm ischemic time was 30.5 （5-43） minutes.Two patients underwent renal vein clamping simultaneously，with clamping time of 18 and 29 minutes，respectively.The median estimated blood loss was 200（10-600） mL，and no patients received blood transfusion.The difference between postoperative and preoperative hemoglobin concentration was statistically significant [113 （94-130） g/L vs.136 （95-150） g/L，P=0.041].The difference between the postoperative and preoperative serum creatinine level was not statistically significant [58（35-89） μmol/L vs. 62（39-77） μmol/L，P=0.722].One case suffered lymphorrhagia （Clavien-Dindo grade Ⅰ） and recovered with conservative treatment; 1 case experienced local recurrence after a follow-up of 99 months; 9 patients recovered uneventfully without any postoperative complications.Conclusion NSS is an effective treatment strategy for renal sinus angiomyolipoma.Complete resection plays a key role.Due to possible recurrence，long-term follow-up is recommended.

KEY WORDS：renal tumor; angiomyolipoma; renal sinus; nephron-sparing surgery

摘要：目的 分析保留腎單位手術(shù)（NSS）治療腎竇血管平滑肌脂肪瘤（AML）的療效，并總結(jié)手術(shù)經(jīng)驗。方法 回顧性分析2014年9月—2022年2月北京大學第三醫(yī)院泌尿外科收治的10例成功行NSS治療的腎竇AML患者的臨床和隨訪資料。結(jié)果 10例患者中男性1例、女性9例，平均腫瘤直徑（5.7±2.8）cm。RENAL評分8分1例、9分3例、10分4例、11分2例。3例行后腹腔鏡腎部分切除術(shù)、3例行機器人輔助腹腔鏡腎部分切除術(shù)、4例行經(jīng)腹入路開放腎部分切除術(shù)，手術(shù)均獲成功，中位手術(shù)時間225（97～340）min、中位熱缺血時間30.5（5～43）min，患者4和7同時阻斷腎靜脈，靜脈阻斷時間分別為18 min和29 min。中位術(shù)中出血量200（10～600）mL，所有患者均未輸血。術(shù)后血紅蛋白水平和術(shù)前相比差異有統(tǒng)計學意義[113（94～130）g/L vs.136（95～150）g/L，P=0.041]；術(shù)后血肌酐水平與術(shù)前相比差異無統(tǒng)計學意義[58（35～89）μmol/L vs.62（39～77）μmol/L，P=0.722]。1例（患者2）患者術(shù)后發(fā)生淋巴漏（Clavien-DindoⅠ級），經(jīng)保守治療后自愈。1例（患者1）患者隨訪99個月發(fā)現(xiàn)腫瘤復發(fā)，其余9例無瘤生存，腎功能良好。結(jié)論 NSS是腎竇AML的有效治療方式，完整切除是其中關鍵，但仍可能復發(fā)，因此建議長期嚴密隨訪。

關鍵詞：腎腫瘤；血管平滑肌脂肪瘤；腎竇；保留腎單位手術(shù)

中圖分類號：R737.11 文獻標志碼：A

DOI：10.3969/j.issn.1009-8291.2024.12.008

收稿日期：2024-04-17 修回日期：2024-07-01

通信作者：張樹棟，主任醫(yī)師，教授。

E-mail：zhangshudong@bjmu.edu.cn；

王國良，主任醫(yī)師。E-mail：wangguoliang@medmail.com.cn

作者簡介：徐楚瀟，博士研究生，主治醫(yī)師。研究方向：泌尿系腫瘤。E-mail：xuchuxiao1992@163.com

腎血管平滑肌脂肪瘤（angiomyolipoma，AML）由發(fā)育異常的血管、平滑肌、脂肪以不同比例混合構(gòu)成，是腎臟常見的良性腫瘤。腎AML的人群患病率約為0.13%，男女比例約1∶2^[1]。散發(fā)病例約占所有腎AML患者的80%，其余20%與結(jié)節(jié)性硬化癥（tuberous sclerosis complex，TSC）相關，以TSC病變?yōu)橹饕憩F(xiàn)^[1-2]。散發(fā)性腎AML的發(fā)病高峰年齡為40～50歲，TSC較散發(fā)病例發(fā)病更早，好發(fā)于20～30歲的青年^[3]。原發(fā)于腎竇的AML臨床罕見，既往文獻僅見個案或小型病例系列報道。

外科手術(shù)切除目前仍是腎AML最有效的治療方式，保留腎單位手術(shù)（nephron-sparing surgery，NSS）可最大限度保護腎功能，應作為腎AML的首選術(shù)式^[1，4-5]。然而，由于腫瘤位置深在、瘤體緊鄰血管和集合系統(tǒng)，NSS術(shù)中常因嚴重出血、集合系統(tǒng)破壞而被迫中轉(zhuǎn)腎切除術(shù)。2014年9月—2022年2月北京大學第三醫(yī)院泌尿外科（后文簡稱“本中心”）共收治腎竇AML患者10例，均成功行NSS。本研究回顧性分析患者的臨床及預后資料，總結(jié)手術(shù)經(jīng)驗和技巧，以期為提高泌尿外科醫(yī)師對于腎竇AML的診治水平提供參考。

1 資料與方法

1.1 研究對象 回顧性分析2014年9月—2022年2月本中心行NSS治療的10例腎竇AML患者的臨床資料及隨訪資料。納入標準：①年齡＞18歲；②影像學提示腎竇占位性病變；③患者成功行NSS；④術(shù)后病理提示腎AML。排除標準：①患者合并嚴重基礎疾病無法耐受麻醉和手術(shù)；②患者基線資料不全；③患者術(shù)后隨訪資料缺失。本研究已通過北京大學第三醫(yī)院倫理委員會批準（IRB00006761-M2020382）。

1.2 手術(shù)方法 手術(shù)方式主要包括后腹腔鏡NSS、機器人輔助腹腔鏡NSS、開放NSS。具體術(shù)式選擇根據(jù)腫瘤最大徑、RENAL評分、腎門血管復雜程度、腫瘤是否有破裂出血史、既往腹腔手術(shù)史、患者合并癥情況、患者主觀意愿等因素綜合決定。

1.2.1 后腹腔鏡NSS 麻醉、體位及Trocar布局見文獻報道^[6-7]。于髂前上嵴上2 cm水平再置入1枚5 mm Trocar，助手抬起腎臟輔助暴露瘤體。游離腎動、靜脈，輸尿管（多支血管變異者，充分游離每支變異血管）。緊貼腎臟表面充分游離以明確腫瘤與正常腎實質(zhì)的界限，沿腫瘤邊緣向腎竇內(nèi)充分游離至開始出血。阻斷腎動脈，緊貼腫瘤包膜銳性結(jié)合鈍性游離，完整切除腫瘤?；颊?腫瘤位于腎盂、腎動靜脈之間，質(zhì)脆極易出血，強行游離可能發(fā)生難以控制的大出血，且基底切除后無腎實質(zhì)可縫合，遂在切除腫瘤外生部分后，對腫瘤基底行吸除術(shù)。探查集合系統(tǒng)有無損傷，用3-0 V-Loc線縫合集合系統(tǒng)破口，2-0 V-Loc縫線連續(xù)“C型”縫合腎實質(zhì)創(chuàng)面?；颊?腫瘤為貫穿型（腎臟背側(cè)亦可見腫瘤），在腫瘤完整切除后腎實質(zhì)呈“甜甜圈”狀，采用2-0 V-Loc縫線，“O形”嚴密縫合腎實質(zhì)（圖1A～C）。

1.2.2 機器人輔助腹腔鏡NSS 麻醉、體位及Trocar布局見文獻報道^[8-9]。腎門血管游離及阻斷、腫瘤游離和切除、腎臟縫合步驟大致同前所述。

1.2.3 開放NSS 手術(shù)操作步驟見文獻報道^[10]。患者4、7在腫瘤切除后創(chuàng)面滲血明顯，阻斷腎靜脈后出血量明顯減少。腫瘤基底予以完整剜除，確保創(chuàng)面無腫瘤殘留，注意保護腎集合系統(tǒng)。用3-0可吸收縫線縫合基底創(chuàng)面出血點和集合系統(tǒng)，2-0 V-Loc縫線“C形”縫合腎實質(zhì)。開放腎動（靜）脈后，腎竇內(nèi)創(chuàng)面再次止血（圖1D～F）。

圖1.3 分析及隨訪指標 術(shù)前一般資料：包括患者性別、年齡、身體質(zhì)量指數(shù)（body mass index，BMI）、影像學資料、臨床表現(xiàn)、腫瘤側(cè)別、腫瘤直徑、RENAL評分^[11]、術(shù)前血肌酐及血紅蛋白水平。一般手術(shù)資料：包括手術(shù)方式及入路、手術(shù)時間、熱缺血時間、靜脈阻斷時間、術(shù)中出血量、術(shù)后住院時間、術(shù)后血紅蛋白水平（取術(shù)后1周最低值）、術(shù)后血肌酐水平（取術(shù)后1周最高值）、術(shù)后病理結(jié)果。采用美國麻醉醫(yī)師學會（American Society of Anesthesiologists，ASA）分級系統(tǒng)評估麻醉風險，采用Clavien-Dindo分級系統(tǒng)評估患者術(shù)后并發(fā)癥情況^[12-13]。

術(shù)后隨訪采用電話和門診隨訪2種方式。隨訪頻率：于術(shù)后第1年的第3、6、12個月進行隨訪，此后每年隨訪1次。隨訪內(nèi)容包括患者生存情況、腫瘤局部復發(fā)情況和腎功能情況等。

1.4 統(tǒng)計學方法 應用SPSS 22.0軟件進行數(shù)據(jù)分析。計量資料首先采用Shapiro-Wilk檢驗判斷是否符合正態(tài)分布，符合正態(tài)分布的計量資料以±s表示，不符合正態(tài)分布的資料以中位數(shù)（范圍）表示。采用Mann-Whitney U檢驗對不符合正態(tài)分布的配對資料（本研究中術(shù)前、術(shù)后的血紅蛋白及血肌酐水平）進行組間比較。以雙側(cè)P＜0.05為差異有統(tǒng)計學意義。

2 結(jié) 果

2.1 腎竇AML患者的臨床資料 10例患者NSS手術(shù)均獲成功，男性1例，女性9例，平均腫瘤最大徑（5.7±2.8）cm?；颊?術(shù)前行超聲引導下腎腫瘤穿刺活檢，患者5術(shù)前行右側(cè)輸尿管支架管置入。中位手術(shù)時間225（97～340）min、中位熱缺血時間30.5（5～43）min，患者4、7同時阻斷腎靜脈，靜脈阻斷時間分別為18 min和29 min。中位術(shù)中出血量200（10～600）mL，所有患者均未輸血。術(shù)后血紅蛋白水平和術(shù)前相比差異有統(tǒng)計學意義[113（94～130）g/L vs.136（95～150）g/L，P=0.041]；術(shù)后血肌酐水平與術(shù)前相比差異無統(tǒng)計學意義[58（35～89）μmol/L vs.62（39～77）μmol/L，P=0.722]。10例患者的臨床資料見表1。

2.2 影像學特點 患者術(shù)前均完善計算機斷層（computed tomography，CT）增強掃描，平掃期見腎竇內(nèi)類圓形、分葉狀低密度影，最大徑約7.3 cm，CT值為負值（脂肪密度），增強掃描無明顯強化（圖2）。

2.3 并發(fā)癥及隨訪 所有患者均獲隨訪，患者2術(shù)后發(fā)生淋巴漏（Clavien-DindoⅠ級），經(jīng)保守治療自愈，余9例術(shù)后恢復良好，無圍手術(shù)期并發(fā)癥發(fā)生。平均術(shù)后住院時間6（3～12）d。術(shù)后病理回報：10例均為腎竇AML。中位隨訪時間21（15～99）個月，患者1術(shù)后隨訪99個月，行CT掃描發(fā)現(xiàn)AML復發(fā)（圖3），其余9例無瘤生存，腎功能良好。

3 討 論

腎竇AML臨床相對罕見，且腫瘤位置深在、瘤體緊鄰血管和集合系統(tǒng)，NSS術(shù)中常因嚴重出血、集合系統(tǒng)破壞而被迫中轉(zhuǎn)腎切除術(shù)，因此該術(shù)式一直都是泌尿外科手術(shù)領域的一項挑戰(zhàn)，國內(nèi)外文獻報道的成功案例較少。李剛等^[14]報道了2例腎竇AML患者的診治經(jīng)驗，其中1例成功行開放NSS，術(shù)后隨訪3年，未見腫瘤復發(fā)；1例術(shù)中因腫瘤與腎盂及腎實質(zhì)嚴重粘連，腫瘤切除后創(chuàng)面出血及集合系統(tǒng)破損嚴重，故中轉(zhuǎn)腎根治性切除術(shù)。ZHENG等^[15]成功對5例腎竇AML患者行體外工作臺手術(shù)，中位手術(shù)時間452（397～514）min，中位冷缺血時間213（173～286）min，中位術(shù)中失血量350（250～600）mL，患者無圍手術(shù)期并發(fā)癥發(fā)生，中位隨訪時間3個月，所有患者腎功能恢復良好，未見腫瘤復發(fā)。近年來，隨著微創(chuàng)外科技術(shù)的進一步革新，腎AML的手術(shù)治療模式經(jīng)歷了由傳統(tǒng)開放NSS向腹腔鏡/機器人輔助腹腔鏡NSS的轉(zhuǎn)變，甚至有學者嘗試運用零缺血腹腔鏡NSS治療腎AML。一項單中心回顧性研究總結(jié)了14例零缺血腹腔鏡NSS治療腎AML的經(jīng)驗，其中3例為腎竇AML，術(shù)中均未行腎動脈阻斷，無圍手術(shù)期并發(fā)癥發(fā)生，隨訪未見腫瘤復發(fā)^[16]。值得注意的是，雖然零缺血無阻斷技術(shù)可最大限度地減少因腎臟缺血造成的不可逆性腎損傷，但在患者選擇方面應更加謹慎，腎竇大體積AML并非零缺血不阻斷腹腔鏡手術(shù)的最佳適應證^[16-17]。

本中心在對腎竇AML患者行NSS治療的臨床實踐中總結(jié)出如下經(jīng)驗：①腎竇AML位置特殊，術(shù)前細致的影像學評估可為后續(xù)手術(shù)方案的設計奠定基礎。CT增強掃描可清晰顯示腎臟血管，有助于判斷腫瘤與腎集合系統(tǒng)的關系，且可初步評估腎臟功能，應作為腎竇AML術(shù)前影像學評估的首選檢查方法^[1]，同時也應重點關注腎動靜脈、下腔靜脈、腹主動脈以及輸尿管的走行是否存在血管變異、腫瘤外生部分與周圍器官組織的關系、腫瘤基底與腎集合系統(tǒng)的關系等方面。②NSS治療腎竇AML包括開放、腹腔鏡、機器人輔助腹腔鏡NSS這3種方式，手術(shù)入路又分為經(jīng)腹腔和經(jīng)后腹腔2種。開放手術(shù)的優(yōu)勢在于視野開闊，有利于腫瘤充分暴露，術(shù)者和助手可借助雙手頂起腎臟背側(cè)展平腎門區(qū)，對腫瘤切除后基底創(chuàng)面進行確切止血，缺點是手術(shù)創(chuàng)傷大、患者恢復較慢；腹腔鏡手術(shù)的優(yōu)勢在于解剖精細，術(shù)中氣腹的建立可減少出血量，手術(shù)創(chuàng)傷小、恢復快；機器人輔助腹腔鏡手術(shù)系統(tǒng)具有放大10倍以上的3D立體手術(shù)視野、高度靈活的機械臂、高度一體化集成單極電剪、雙極電凝等電外科器械讓止血縫合操作更加準確簡便，且除機械臂外還可額外置入2～3枚Trocar輔助暴露，較傳統(tǒng)腹腔鏡手術(shù)創(chuàng)傷更小、恢復時間更短，然而該手術(shù)方法不適用于腫瘤體積較大、位置深在，以及二次手術(shù)的患者^[18-20]。從手術(shù)入路角度講，經(jīng)后腹腔入路受腹腔臟器干擾小，更易尋找到腎門血管，但操作空間較小且腎竇AML主體位于腹側(cè)，需充分游離腎臟后才能定位腫瘤；經(jīng)腹腔入路的優(yōu)勢在于操作空間大，且直面腫瘤主體，減少了腎臟的游離范圍，但該入路易受腹腔臟器干擾，腎門血管找尋難度增加^[21-23]。在手術(shù)方案的設計方面，本中心的經(jīng)驗是結(jié)合腫瘤大小、位置、腎門血管等因素綜合分析。對于腫瘤直徑≤5 cm，腫瘤基底表淺，無腎門血管變異的初發(fā)病例應首選腹腔鏡/機器人輔助腹腔鏡NSS；對于腫瘤直徑＞5 cm，瘤體基底凸入腎竇內(nèi)較多，腎門血管復雜，二次手術(shù)病例應優(yōu)先考慮行開放NSS。對于行腹腔鏡/機器人輔助腹腔鏡NSS的病例，若術(shù)中發(fā)現(xiàn)腫瘤與周圍組織粘連嚴重，術(shù)野廣泛出血難以控制時，為保證手術(shù)切除效果及患者安全，應果斷中轉(zhuǎn)開放手術(shù)。③部分復雜病例可考慮術(shù)前置入輸尿管支架，起到術(shù)中指示和引導作用。術(shù)中應首先將腎動脈、腎靜脈、輸尿管、下腔靜脈和腹主動脈等重要解剖結(jié)構(gòu)仔細游離并加以保護，以減少術(shù)中損傷風險。之后，應先將腫瘤瘤體充分游離，直至相對狹窄的基底部，而不是急于切除腫瘤，腎竇AML血供豐富且質(zhì)脆易破，在游離過程中應按解剖層次謹慎操作，以免在腫瘤切除前引起術(shù)野廣泛滲血、層次不清，阻礙后續(xù)腫瘤切除。④在腫瘤切除前應阻斷所有腎臟動脈血供（包括極支動脈），若腫瘤切除過程中出血仍較多，同時阻斷腎靜脈可有利于減少出血。本組2例（患者4、7）行腎動脈阻斷、完整切除腫瘤后腫瘤基底創(chuàng)面滲血仍嚴重，無法繼續(xù)縫合，同時阻斷腎靜脈后，減少了創(chuàng)面滲血，使得基底創(chuàng)面視野清晰，縫合操作得以順利進行。⑤腫瘤基底部的充分暴露、完整切除，切除后創(chuàng)面的充分止血縫合事關手術(shù)成敗，是整個手術(shù)過程的核心環(huán)節(jié)。腹腔鏡手術(shù)可通過增加輔助Trocar，輔助術(shù)者暴露腎竇內(nèi)腫瘤基底部，若效果仍不理想，可考慮切除部分腎唇。本組2例（患者7、9）采用上述方法，腫瘤基底暴露分離較為滿意。有學者提出運用吸除法治療腎AML可有效降低縫合難度，從而縮短熱缺血時間和手術(shù)時間，且對腎實質(zhì)的破壞更少，尤其適用于內(nèi)生型腎AML^[16，23-24]，但該技術(shù)可能會增加基底創(chuàng)面腫瘤組織殘留風險，增加腫瘤復發(fā)率。若NSS后腎竇AML腫瘤復發(fā)，二次行NSS難度將更大。絕大多數(shù)腎AML為良性，生長緩慢，目前對于吸除術(shù)治療腎AML的報道中位隨訪時間均較短，該技術(shù)的遠期療效尚未得到證實。本組患者1采用吸除法吸除腫瘤基底，隨訪99個月發(fā)現(xiàn)腫瘤復發(fā)，因此我們認為在處理腎竇AML基底時，應優(yōu)先選擇腫瘤解剖性分離切除術(shù)而非吸除術(shù)。⑥術(shù)中冰屑堆積降溫有利于減少腎臟缺血再灌注損傷對腎功能的影響，從而延長腎臟動脈阻斷時間。⑦腎門區(qū)手術(shù)淋巴漏發(fā)生率較高，當術(shù)后引流液明顯增多且性質(zhì)呈清亮、淡紅漿液時應警惕淋巴漏的發(fā)生，一旦發(fā)現(xiàn)上述情況應首先完善引流液生化檢查排除尿漏、胰瘺等其他引流液增多的情況，囑患者低脂飲食，加強營養(yǎng)，運用抗生素預防感染，經(jīng)腹腔手術(shù)的患者可考慮夾閉引流管增加壓力使淋巴漏停止漏出，多數(shù)淋巴漏可經(jīng)上述保守治療愈合。

綜上，腎竇AML行NSS治療難度較大，中轉(zhuǎn)腎根治性切除術(shù)的風險高，一直以來都是泌尿外科手術(shù)領域的一項挑戰(zhàn)。術(shù)前細致的影像學評估和手術(shù)方案設計、術(shù)中腎門血管的妥善處理、腫瘤基底部的充分暴露和完整切除、腫瘤切除后創(chuàng)面的確切止血縫合是手術(shù)成功的關鍵。此類腫瘤完整切除后預后良好，但仍有腫瘤復發(fā)的報道，因此仍建議長期嚴密隨訪。

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（編輯 郭楚君）