海南地區(qū)兒童先天性肌性斜頸流行病學(xué)特征的多中心調(diào)查與研究

溫壯飛，林 野，倪世強(qiáng)，李 莉

（1.?？谑袐D幼保健院兒童康復(fù)科，海南 ?？?570102；2.萬寧市婦幼保健院兒科，海南 萬寧 571500；3.定安縣婦幼保健院兒科，海南 定安 571200）

先天性肌性斜頸（Congenital Muscular Torticollis,CMT）是兒童最常見的肌肉骨骼疾病之一，各研究報(bào)告的發(fā)病率為0.3%到2.0%[1]。CMT 的典型特征是一側(cè)胸鎖乳突肌的短縮而導(dǎo)致頭頂部向患側(cè)傾斜，顏面向健側(cè)旋轉(zhuǎn)，下頜部指向健側(cè)肩關(guān)節(jié)；患側(cè)胸鎖乳突肌處可能存在腫塊；頸部活動受限。對圍生期的既往研究表明，與CMT 有關(guān)的因素包括初產(chǎn)、胎動減少、羊水過少、臀先露、產(chǎn)鉗分娩、多胎妊娠及出生體重較重[2-3]。CMT 的風(fēng)險(xiǎn)因素多出現(xiàn)在妊娠晚期，且風(fēng)險(xiǎn)因素越多患病風(fēng)險(xiǎn)越高，這可能不僅與胎兒宮內(nèi)因素有關(guān)，與母體的因素也相關(guān)。本研究對海南地區(qū)0 ～6 歲兒童CMT 流行病學(xué)特征進(jìn)行分析，探索本地區(qū)CMT 發(fā)生的風(fēng)險(xiǎn)因素，提出科學(xué)的預(yù)防依據(jù)。

1 對象與方法

1.1 研究對象

選取2022 年10 月至2023 年9 月期間，在?？谑袐D幼保健院兒童康復(fù)科、定安縣婦幼保健院以及萬寧市婦幼保健院兒科確診的CMT 患兒。納入標(biāo)準(zhǔn)：（1）所有患兒均符合CMT 的診斷標(biāo)準(zhǔn)；（2）年齡0 ～6 歲的患兒；（3）獲得患兒監(jiān)護(hù)人的知情同意書。排除標(biāo)準(zhǔn)：（1）家屬拒絕參加本研究；（2）存在非肌性原因引起的斜頸，例如眼部疾病、臂叢神經(jīng)損傷及脊柱異常等疾病。共納入370 例CMT 患兒。

本研究通過了?？谑袐D幼保健院倫理委員會審查，院倫理號〔2022〕01033。

1.2 研究方法

1.2.1 一般情況 采用自行設(shè)計(jì)的調(diào)查表對患兒及患兒母親進(jìn)行問卷調(diào)查。問卷內(nèi)容包括一般人口學(xué)特征，疾病相關(guān)資料、孕期生活方式以及社會經(jīng)濟(jì)因素，例如性別、分娩方式、研究對象母親孕期的習(xí)慣睡姿及孕期并發(fā)癥等。

1.2.2 質(zhì)量控制 所有參與項(xiàng)目的研究人員均進(jìn)行問卷的培訓(xùn)、介紹問卷及填寫要求。調(diào)查問卷由研究人員當(dāng)場核對，并對不合格的問卷進(jìn)行現(xiàn)場修改和電話回訪。

1.3 統(tǒng)計(jì)方法

2 結(jié)果

2.1 一般人口學(xué)特征

共調(diào)查了370 例CMT 患兒，其中男213 例、女157例，最小年齡0 月齡，最大年齡45 月齡，平均出生體重（3.19±0.53）kg。母親孕期習(xí)慣睡姿為左側(cè)臥位占59.2%，右側(cè)臥位占19.2%，不固定睡姿占21.6%。孕期合并妊娠高血壓、妊娠糖尿病或貧血疾病占36.8%，無并發(fā)癥占63.2%。分娩方式中順產(chǎn)占了58.1%，剖宮產(chǎn)占了41.9%。胎兒宮內(nèi)情況中羊水少占4.6%，臍帶繞頸占25.4%，胎位不正占14.9%，多胎占2.1%，巨大兒占3.5%，低體重兒占1.8%?；純涸\斷時(shí)存在面部不對稱占66.5%,面部不對稱伴斜頭畸形占15.4%。詳見表1。

表1 0 ～6 歲兒童先天性肌性斜頸的流行病學(xué)特征分布

2.2 CMT 分型的相關(guān)因素分析

為了進(jìn)一步探究CMT 分型與不同因素的相關(guān)性，以分型為因變量，性別、出生方式、出生體重、診斷時(shí)情況、母親情況、胎兒宮內(nèi)情況等7 個(gè)自變量進(jìn)行單因素分析。結(jié)果顯示：370 例CMT 患兒中姿勢型285 例，腫塊型50 例，肌緊張型35 例。母親的習(xí)慣睡姿、胎兒宮內(nèi)情況以及患兒診斷時(shí)特征是CMT 分型的影響因素（χ2=13.962、22.262、16.105，P均＜0.05）。其中姿勢型和腫塊型CMT 患兒，母親習(xí)慣左側(cè)臥位的比例更大，而母親孕期習(xí)慣右側(cè)臥位的患兒以肌緊張型CMT 更多。孕期有胎位不正的患兒以腫塊型CMT 為主，孕期有臍帶繞頸的患兒以姿勢型和肌緊張型CMT 為主。存在面部不對稱伴斜頭畸形的患兒以肌緊張型CMT 占比最多。性別、母親合并并發(fā)癥與否、分娩方式及出生體重均與CMT 分型無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05）。詳見表2。

表2 先天性肌性斜頸分型相關(guān)因素的單因素分析[例（%）]

3 討論

本研究對海南地區(qū)0 ～6 歲CMT 患兒的流行病學(xué)特征進(jìn)行橫斷面調(diào)查，對孕期、宮內(nèi)情況等相關(guān)風(fēng)險(xiǎn)因素特征進(jìn)行總結(jié)與分析，以期為預(yù)防CMT 提供臨床依據(jù)。以往研究顯示，產(chǎn)前因素、出生創(chuàng)傷與CMT 風(fēng)險(xiǎn)增加相關(guān)[4-5]，但影響CMT 分型相關(guān)因素的研究相對較少。本研究對產(chǎn)前因素、胎兒出生情況及圍生期母親的生活方式與CMT 分型進(jìn)行了相關(guān)性分析，結(jié)果顯示姿勢型CMT、腫塊型CMT、肌緊張型CMT 分別占了77%、13.5%和9.5%。以姿勢型多見，與Minghelli 等人的研究結(jié)果一致[6]，而與Cheng JC 等人研究結(jié)果不一致。上述結(jié)果顯示以腫塊型多見，主要在3 個(gè)月內(nèi)的患兒中診斷出來[7]，考慮與樣本收集的年齡段差異相關(guān)。此外，本研究分析了不同臨床分型CMT 與多種相關(guān)風(fēng)險(xiǎn)因素的相關(guān)性，結(jié)果表明CMT 的分型與母親的習(xí)慣睡姿、胎兒宮內(nèi)情況以及患兒出生時(shí)頭面部特征相關(guān)。

3.1 CMT 臨床分型與母親睡姿的關(guān)系

母親習(xí)慣左側(cè)臥位的患兒以姿勢型多見，而右側(cè)臥位的患兒以肌緊張型及腫塊型CMT 為主。有研究表明胎兒宮內(nèi)活動受限，可能導(dǎo)致胸鎖乳突肌的血液循環(huán)不暢，從而誘發(fā)肌纖維變性，導(dǎo)致腫塊的形成[8]。一項(xiàng)前瞻性研究表明，母親習(xí)慣左側(cè)臥位可減少胎兒宮內(nèi)窘迫[9]，避免子宮對下腔靜脈的壓迫，增加孕婦的心排血量，改善子宮和胎盤的灌注量，考慮左側(cè)臥位可能減少胎兒缺氧的情況，從而避免了誘發(fā)肌纖維變性。但兩者之間的因果關(guān)系仍需進(jìn)一步的研究去證實(shí)。

3.2 CMT 分型與宮內(nèi)因素、出生時(shí)特征的關(guān)系

本研究的結(jié)果顯示與姿勢型CMT 相比，出生時(shí)面部不對稱伴斜頭畸形更易表現(xiàn)為肌緊張型CMT。面部不對稱伴斜頭畸形的患兒常伴隨臍帶繞頸、胎位不正等[10]，考慮上述因素引起胎兒宮內(nèi)姿勢受限，從而造成胸鎖乳突肌緊張，易造成患兒旋轉(zhuǎn)伴側(cè)屈活動受限，較面部對稱的患兒表現(xiàn)為肌緊張型CMT 的比例更高。但二者的關(guān)系仍待進(jìn)一步探討。

3.3 研究局限性

由于本研究采用橫斷面研究方法，所以僅可以提供部分病因線索，由于CMT 病因受孕期、產(chǎn)時(shí)及發(fā)育過程中多種因素交叉的影響，故對于CMT 與各影響因素之間無法做出因果關(guān)系推斷，其次選取的相關(guān)因素?cái)?shù)量有限，可能忽略了其他相關(guān)影響因素，例如頸部胸鎖乳突肌厚度、頸部旋轉(zhuǎn)或側(cè)屈運(yùn)動等情況。最后本研究是以問卷形式進(jìn)行調(diào)研，問卷填寫部分信息屬于回顧填寫，可能存在回憶偏倚。

4 結(jié)論

綜上所述，本研究表明孕期母親的習(xí)慣睡姿、患兒存在面部不對稱伴斜頭畸形與CMT 發(fā)生存在一定聯(lián)系。由于本研究的局限性，關(guān)于母親的生活方式、胎兒宮內(nèi)情況及兒童生長發(fā)育情況如何影響CMT 的分型及嚴(yán)重程度還需要更加全面的、多中心的大樣本研究。