發(fā)育性髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良患者Bernese髖臼周圍截骨術(shù)后髖關(guān)節(jié)功能完全恢復(fù)的影響因素及預(yù)測(cè)模型

杜潘志豪，顧言閣，靳文舒，孫華強(qiáng)，岳耀輝，李樹鋒，閆新峰

1 山東第一醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院（山東省千佛山醫(yī)院）骨科 山東省風(fēng)濕病與轉(zhuǎn)化醫(yī)學(xué)重點(diǎn)實(shí)驗(yàn)室，濟(jì)南 250014；2 山東第一醫(yī)科大學(xué)/山東省醫(yī)學(xué)科學(xué)院研究生院；3 上海復(fù)旦大學(xué)華山醫(yī)院肝移植中心

自從GANZ等［1］于1988年報(bào)道了Bernese髖臼周圍截骨術(shù)（Bernese Periacetabular Osteotomy，PAO）后，PAO已經(jīng)成為治療發(fā)育性髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良（developmental dysplasia of the hip， DDH）的一種成熟手術(shù)方式。多項(xiàng)關(guān)于PAO術(shù)后髖關(guān)節(jié)功能恢復(fù)程度的研究［2-4］表明，大多數(shù)患者疼痛有效緩解或消除，髖關(guān)節(jié)功能恢復(fù)正常，患者日?；顒?dòng)能力提高，生活質(zhì)量得到明顯改善。PAO有公認(rèn)的手術(shù)適應(yīng)證［5］，但通過臨床觀察及隨訪發(fā)現(xiàn)患者術(shù)后髖關(guān)節(jié)功能恢復(fù)程度有明顯差別。PAO術(shù)前有多種方法評(píng)估患者髖臼形態(tài)、功能，比如通過髖關(guān)節(jié)MRI評(píng)估盂唇及軟骨損傷程度、軟骨下囊腫及早期骨關(guān)節(jié)炎程度［6］，通過建立三維CT掃描測(cè)量髖臼對(duì)股骨頭的覆蓋率和前后傾程度［7-8］，通過同一體位下從髖到膝的CT掃描測(cè)量股骨頸前傾角等［9］。但這些方法的成本和電離輻射暴露等限制了它們?cè)谂R床工作中的應(yīng)用，且對(duì)設(shè)備、技術(shù)等要求較高，無法普及至所有準(zhǔn)備行PAO的患者。PAO作為一種有效的保髖手術(shù)，患者對(duì)手術(shù)效果和術(shù)后生活質(zhì)量有較高要求。雖然部分PAO手術(shù)在技術(shù)層面上看可能是非常滿意的，但手術(shù)效果并未達(dá)到患者術(shù)前預(yù)期，未能達(dá)到髖關(guān)節(jié)功能完全恢復(fù)（FRHF），導(dǎo)致主觀上感覺治療失敗。大部分年輕的DDH患者以輕度不適為首發(fā)癥狀就診，在有限的就診時(shí)間內(nèi)，臨床醫(yī)生除明確DDH診斷外，更需要給予患者直觀的治療建議，便于醫(yī)患溝通，也有利于選擇手術(shù)患者。適當(dāng)?shù)男g(shù)前評(píng)估能夠?qū)AO術(shù)后效果進(jìn)行有效預(yù)測(cè)，但是目前并無準(zhǔn)確、簡(jiǎn)便、合理的術(shù)前評(píng)估標(biāo)準(zhǔn)。因此，我們分析了DDH患者PAO術(shù)后FRHF的影響因素，并構(gòu)建DDH患者PAO術(shù)后FRHF的預(yù)測(cè)模型，現(xiàn)將結(jié)果報(bào)道如下。

1 資料與方法

1.1 臨床資料 選取2017年1月—2022年3月在山東第一醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院接受PAO手術(shù)治療DDH的患者57例。排除標(biāo)準(zhǔn)：①神經(jīng)、肌肉、結(jié)締組織疾?。虎隗y關(guān)節(jié)手術(shù)史；③術(shù)后影像學(xué)參數(shù)不在治療目標(biāo)范圍內(nèi)及發(fā)生骨盆后柱骨折；④嚴(yán)重的關(guān)節(jié)畸形；⑤髖臼后傾（交叉征）。

1.2 PAO手術(shù)方法 經(jīng)Modified Smith-Petersen入路或髂腹股溝入路［10］，自髂嵴前部至恥骨聯(lián)合、腹股溝韌帶上方2.0 cm做弧形切口，長(zhǎng)18～22 cm，依次切開皮膚皮下組織、腹外斜肌腱膜，緊貼髂骨內(nèi)板進(jìn)行骨膜下剝離，自外側(cè)窗顯露髂骨內(nèi)壁、恥骨梳。另于恥骨上方、腹直肌外側(cè)緣縱行切開其前后鞘，經(jīng)腹膜外分離，顯露四邊體、恥骨上支，潛行分離閉孔及坐骨支。先行恥骨上支截骨，然后于關(guān)節(jié)間隙上方2.5 cm處行臼頂截骨、四邊體后緣截骨，最后透視下潛行坐骨支截骨。截骨完成后，將髖臼截骨塊向前外方旋轉(zhuǎn)，克氏針固定髂骨。“C”型臂透視確認(rèn)，術(shù)中透視要求Tonnis角接近0度，髖臼輕度前傾，位置滿意后使用3枚螺釘固定，將剩余骨塊植骨于髂骨截骨處。再次通過“C”型臂確認(rèn)螺釘固定位置良好，髖臼覆蓋滿意后，1枚螺釘固定髂前上棘，沖洗切口，逐層縫合各層組織。

1.3 資料收集 收集57例患者的臨床資料，包括性別、年齡、身體質(zhì)量指數(shù)（BMI）、手術(shù)側(cè)別、患者術(shù)前和術(shù)后至少一年的改良Harris評(píng)分（modified Harris hip score， MHHS）及髖關(guān)節(jié)參數(shù)。隨訪方式為電話隨訪和臨床資料調(diào)閱，隨訪截止時(shí)間為2022年3月。MHHS是用于評(píng)價(jià)髖關(guān)節(jié)功能的指標(biāo)，主要包括疼痛、功能和功能活動(dòng)三個(gè)方面，總分為91分，其中疼痛部分44分、功能部分33分、功能活動(dòng)部分14分，疼痛越輕，功能恢復(fù)越好，得分越高。髖關(guān)節(jié)參數(shù)在標(biāo)準(zhǔn)骨盆前后位X線上測(cè)量，包括外側(cè)中心邊緣角、股骨頭擠壓指數(shù)、p/a比值、髖臼前傾角、髖臼深度、髖臼外展角、髖臼頂傾斜角（Tonnis角）、股骨頭最內(nèi)側(cè)表面到髂坐骨線的距離、骨關(guān)節(jié)炎Tonnis分級(jí)、關(guān)節(jié)匹配度、Calve線、Shenton線。

1.4 DDH患者PAO術(shù)后髖關(guān)節(jié)功能完全恢復(fù)（FRHF）的影響因素分析 使用R軟件（版本4.2.1）和“glmnet”包采用LASSO回歸分析法篩選DDH患者PAO術(shù)后FRHF的相關(guān)因素。自變量為性別、手術(shù)時(shí)年齡、隨訪時(shí)年齡、手術(shù)側(cè)別、手術(shù)入路、BMI及髖關(guān)節(jié)參數(shù)，因變量為DDH患者術(shù)后MHHS是否為滿分，通過10折交叉驗(yàn)證，使用lambda.min值選擇最優(yōu)λ值篩選出的變量即為DDH患者PAO術(shù)后FRHF的相關(guān)因素。采用“rms”軟件包將篩選出的DDH患者PAO術(shù)后FRHF相關(guān)因素納入多元Logistic回歸分析，分析DDH患者PAO術(shù)后FRHF的影響因素。

1.5 PAO術(shù)后FRHF預(yù)測(cè)列線圖的構(gòu)建及評(píng)價(jià)方法 使用R語(yǔ)言軟件構(gòu)建DDH患者PAO術(shù)后FRHF的預(yù)測(cè)列線圖，采用Bootstrap法對(duì)列線圖進(jìn)行內(nèi)部驗(yàn)證，自抽樣次數(shù)B=1000，計(jì)算該列線圖的C-index值（C-index取值范圍在0.5～1之間，C-index值=0.5時(shí)，完全不一致，說明該列線圖沒有預(yù)測(cè)作用；C-index值=1時(shí)，完全一致，說明該列線圖預(yù)測(cè)結(jié)果與實(shí)際完全一致；C-index值在0.5～0.7范圍時(shí)，為較低準(zhǔn)確度；C-index值在0.7～0.9范圍時(shí)，為中等準(zhǔn)確度；C-index值＞0.90時(shí)，則為高準(zhǔn)確度）。使用受試者工作特征曲線（Receiver operator characteristic curve，ROC）和C-index值評(píng)估列線圖的區(qū)分度。采用校準(zhǔn)曲線評(píng)價(jià)列線圖的一致性。

2 結(jié)果

57例DDH患者中，男7例、女50例，年齡15～52（33.6 ± 9.5）歲，手術(shù)入路為髂腹股溝入路27例、MSP入路35例，手術(shù)側(cè)別為左側(cè)23例、右側(cè)39例，BMI 22.8（20.3，24.8）kg/m2，術(shù)前外側(cè)中心邊緣角為10.0（6.0，14.2）°，術(shù)后外側(cè)中心邊緣角中位數(shù)為32（28，34）°；術(shù)前股骨頭擠壓指數(shù)為29.4% ±8.8%，術(shù)后股骨頭擠壓指數(shù)為10.1% ± 5.4%；術(shù)前p/a比值為2.3（1.8，3.1），術(shù)后p/a比值為1.9（1.5，2.3）；術(shù)前髖臼前傾角為21.1（17.3，24.7）°，術(shù)后髖臼前傾角為17.9（14.5，22.3）°；術(shù)前髖臼深度為（6.0 ± 2.9）mm，術(shù)后髖臼深度為（14.4 ± 3.8）mm；術(shù)前髖臼外展角為48.0（46.0，51.3）°，術(shù)后髖臼外展角為35.0（28.5，38.3）°；術(shù)前Tonnis角為24.0（19.8，28.4）°，術(shù)后Tonnis角為5.0（2.0，8.0）°；術(shù)前股骨頭最內(nèi)側(cè)表面到髂坐骨線的距離為11.5（9.0，13.5）mm，術(shù)后股骨頭最內(nèi)側(cè)表面到髂坐骨線的距離為8.9（6.7，10.4）mm；術(shù)前Tonnis分級(jí)中0級(jí)占比45.2%、1級(jí)占比50.0%、2級(jí)占比4.8%，術(shù)后Tonnis分級(jí)0級(jí)占比43.5%、1級(jí)占比53.3%、2級(jí)占比3.2%；術(shù)前關(guān)節(jié)匹配度中優(yōu)占比48.4%、良占比37.1%、一般占比9.7%、差占比4.8%，術(shù)后關(guān)節(jié)匹配度中優(yōu)占比82.3%、良占比9.7%、一般占比8.1%、差占比0%；術(shù)前Calve線連續(xù)占比72.6%、不連續(xù)占比57.9%，術(shù)后Calve線連續(xù)占比57.9%、不連續(xù)占比40.3%；術(shù)前Shenton線連續(xù)占比74.2%、不連續(xù)占比25.8%，術(shù)后Shenton線連續(xù)占比82.3%、不連續(xù)占比17.7%；術(shù)前MHHS評(píng)分68（53，77）分，術(shù)后MHHS評(píng)分91（87，91）分。

2.1 DDH患者PAO術(shù)后FRHF的影響因素 將相關(guān)因素納入LASSO回歸模型中，隨著懲罰系數(shù)λ的增加，變量系數(shù)不斷被壓縮為0，結(jié)合10折交叉驗(yàn)證，選擇lambda.min為最佳λ值，共篩選出DDH患者PAO術(shù)后FRHF的相關(guān)因素10個(gè)，分別為手術(shù)側(cè)別、術(shù)前髖臼外展角，術(shù)前Tonnis角、術(shù)后p/a比值、術(shù)后Tonnis分級(jí)、術(shù)前股骨頭中心距髂坐線距離、術(shù)后髖臼前傾角、手術(shù)入路、術(shù)前髖臼深度、術(shù)前Calve線連續(xù)性。將篩選出的變量納入Logistic多元回歸分析，結(jié)果顯示，術(shù)前股骨頭內(nèi)側(cè)距髂坐線距離、手術(shù)入路、術(shù)前髖臼深度、術(shù)前Calve線連續(xù)性是DDH患者PAO術(shù)后FRHF的影響因素，見表1。

表1 DDH患者PAO術(shù)后FRHF的影響因素多元Logistic回歸分析結(jié)果

2.2 DDH患者PAO術(shù)后FRHF的預(yù)測(cè)列線圖的構(gòu)建結(jié)果構(gòu)建的DDH患者PAO術(shù)后FRHF的預(yù)測(cè)列線圖見圖1。

圖1 DDH患者PAO術(shù)后FRHF的預(yù)測(cè)列線圖

2.3 DDH患者PAO術(shù)后FRHF的預(yù)測(cè)列線圖的評(píng)價(jià)結(jié)果

2.3.1 列線圖的區(qū)分度評(píng)價(jià)結(jié)果 列線圖的C-index值為0.864。繪制該列線圖的ROC曲線，計(jì)算曲線下面積（Area Under Curve，AUC）為0.864（圖2）。列線圖的C-index值和ROC曲線分析結(jié)果均提示該列線圖區(qū)分度良好。

圖2 DDH患者PAO術(shù)后FRHF預(yù)測(cè)列線圖的ROC

2.3.2 列線圖一致性評(píng)價(jià)結(jié)果 DDH患者PAO術(shù)后FRHF預(yù)測(cè)列線圖的校準(zhǔn)曲線見圖3。由圖3可知，DDH患者PAO術(shù)后FRHF預(yù)測(cè)列線圖的校準(zhǔn)曲線接近參考線，表明構(gòu)建的列線圖模型經(jīng)過了很好的校準(zhǔn)，提示該列線圖預(yù)測(cè)值與實(shí)際觀測(cè)值之間具有良好的一致性。

圖3 DDH患者PAO術(shù)后FRHF預(yù)測(cè)列線圖的校準(zhǔn)曲線

3 討論

股骨頭內(nèi)側(cè)距髂坐線距離反映了髖關(guān)節(jié)中心所在的位置，髖關(guān)節(jié)中心向外運(yùn)動(dòng)是DDH患者的影像學(xué)表現(xiàn)之一。CLOHISY等［12］研究認(rèn)為，DDH患者髖關(guān)節(jié)中心的外部運(yùn)動(dòng)延長(zhǎng)了重力杠桿臂，增加了關(guān)節(jié)壓力，這可能導(dǎo)致更早出現(xiàn)髖關(guān)節(jié)疼痛，增加了劇烈疼痛的可能性。GU等［13］的研究顯示，股骨頭內(nèi)側(cè)與髂坐線距離較大可導(dǎo)致DDH患者較早出現(xiàn)疼痛癥狀，股骨頭內(nèi)側(cè)與髂坐骨線距離過大是劇烈疼痛的危險(xiǎn)因素。我們的研究認(rèn)為，股骨頭內(nèi)側(cè)距髂坐線距離對(duì)PAO術(shù)后患者功能恢復(fù)有明確的影響，支持之前兩項(xiàng)研究得出的結(jié)論，所以股骨頭內(nèi)側(cè)距髂坐線距離理論上能指導(dǎo)病情判斷，預(yù)測(cè)手術(shù)結(jié)果。

目前PAO常用的手術(shù)入路為髂腹股溝入路及改良Smith-Petersen入路。改良Smith-Petersen入路可以獲得良好手術(shù)視野，方便術(shù)中處理髖臼碎片，暴露前關(guān)節(jié)囊，便于打開關(guān)節(jié)和暴露盂唇，治療盂唇損傷、關(guān)節(jié)內(nèi)疾病和股骨頭頸畸形，同時(shí)有利于血管神經(jīng)保護(hù)，降低血管神經(jīng)損傷風(fēng)險(xiǎn)［14］。然而，改良Smith-Petersen入路遠(yuǎn)側(cè)端向大腿延伸部分不是順皮紋切口，術(shù)后瘢痕明顯。傳統(tǒng)髂腹股溝入路發(fā)生血管損傷及矯正不當(dāng)?shù)娘L(fēng)險(xiǎn)較高，術(shù)野顯示稍差，很難對(duì)髖關(guān)節(jié)進(jìn)行探查。有研究［14］顯示，經(jīng)髂腹股溝入路行PAO術(shù)后不良事件發(fā)生率較高，主要包括截骨矯正不足或過度、股外側(cè)皮神經(jīng)永久性麻木、切口疝。LUO等［10］比較了改良Smith-Petersen入路與髂腹股溝入路對(duì)PAO療效的影響，結(jié)果發(fā)現(xiàn)不同入路術(shù)后髖關(guān)節(jié)功能改善無明顯差異，但經(jīng)髂腹股溝入路術(shù)中出血可能更多，而且手術(shù)時(shí)間更長(zhǎng)。在本研究中手術(shù)入路是影響PAO術(shù)后功能恢復(fù)的影響因素之一，采用MSP入路的患者會(huì)比髂腹股溝入股的患者從手術(shù)中獲得更大收益，這為將來患者選擇手術(shù)方式提供了明智的選擇。

目前有不少關(guān)于外側(cè)中心邊緣角對(duì)PAO術(shù)后恢復(fù)效果影響的研究。術(shù)前發(fā)育不良嚴(yán)重的髖關(guān)節(jié)術(shù)后發(fā)生矯正不足的風(fēng)險(xiǎn)更高，ALBERS等［15］進(jìn)行了PAO術(shù)后10年隨訪，證明PAO術(shù)后外側(cè)中心邊緣角＜22度是手術(shù)失敗的獨(dú)立危險(xiǎn)因素。在此基礎(chǔ)上，NOVAIS等［16］進(jìn)行了一項(xiàng)128例PAO的研究，研究術(shù)后外側(cè)中心邊緣角＜22度的危險(xiǎn)因素，結(jié)果顯示，在人口學(xué)因素和術(shù)前影像學(xué)參數(shù)中，術(shù)前外側(cè)中心邊緣角是影響術(shù)后外側(cè)中心邊緣角的唯一影響因素。然而，這兩項(xiàng)研究只篩選出單一的影響因素，并未對(duì)影響因素的作用效能做出評(píng)價(jià)，未能解釋術(shù)前外側(cè)中心邊緣角與術(shù)后功能的相關(guān)關(guān)系。我們前期［11］進(jìn)行了一項(xiàng)44例PAO患者的回顧性研究，結(jié)果顯示術(shù)前外側(cè)中心邊緣角≥4.5度的患者，能夠取得更好的功能恢復(fù)，在一定程度上量化了術(shù)前外側(cè)中心邊緣角與術(shù)后功能恢復(fù)的相關(guān)性。髖臼深度常用于與外側(cè)中心邊緣角配合評(píng)價(jià)髖臼發(fā)育情況，既往研究［17］表明，在髖臼發(fā)育不良的患者中，外側(cè)中心邊緣角與髖臼深度之間有較強(qiáng)的相關(guān)性，外側(cè)中心邊緣角與髖臼深度呈正相關(guān)。髖臼深度可以用來補(bǔ)償由于增生骨贅造成的外側(cè)中心邊緣角測(cè)量的偏差，當(dāng)髖臼外緣出現(xiàn)骨性增生，致髖臼外緣向外延長(zhǎng)時(shí)，測(cè)量的CE角就會(huì)變大，而當(dāng)股骨頭出現(xiàn)肥大和變形移位致股骨頭中心外移時(shí)還會(huì)造成測(cè)量的CE角過小。這可能是本研究中分析出髖臼深度及股骨頭內(nèi)側(cè)距髂坐線距離，卻未篩選出外側(cè)中心邊緣角的原因。目前尚無髖臼深度對(duì)PAO術(shù)后恢復(fù)效果影響的相關(guān)研究，本文為影響PAO術(shù)后恢復(fù)影響因素的研究提供了新方向。

Calve線不連續(xù)通常提示髖關(guān)節(jié)脫位或者股骨頸骨折，可以間接反映股骨頭中心的位置，髖臼形態(tài)，從而提示髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良的嚴(yán)重程度。在本研究中，與術(shù)前Calve線連續(xù)的患者相比，Calve線不連續(xù)時(shí)，患者術(shù)后恢復(fù)較差。

骨關(guān)節(jié)炎的Tonnis分級(jí)是PAO術(shù)后功能恢復(fù)的影響因素之一，術(shù)前無關(guān)節(jié)炎或輕度關(guān)節(jié)炎的患者PAO術(shù)后疼痛、功能恢復(fù)較好［18-19］，Tonnis分級(jí)＞2級(jí)是PAO手術(shù)失敗的預(yù)測(cè)因素［20-21］。WELLS等［21］認(rèn)為，關(guān)節(jié)匹配度也是影響PAO手術(shù)效果的影響因素，關(guān)節(jié)匹配度良好和極好的患者是最佳的PAO手術(shù)患者。由于本研究中只有3例患者術(shù)前骨性關(guān)節(jié)炎Tonnis分級(jí)為2級(jí)，且隨訪時(shí)間較短，骨性關(guān)節(jié)炎的程度沒有明顯進(jìn)展，因此我們無法觀察到功能評(píng)分與骨性關(guān)節(jié)炎Tonnis分級(jí)是否相關(guān)。關(guān)于關(guān)節(jié)匹配度和其他未被篩選出的影響因素，可能是由于樣本量較小，群體間差異較小，因此未將其篩出。

我們對(duì)大量可能影響術(shù)后功能恢復(fù)的變量進(jìn)行篩選，并構(gòu)建PAO術(shù)后功能恢復(fù)的臨床預(yù)測(cè)模型，篩選出四個(gè)影響因素，并將相關(guān)的影響因素量化，能夠清晰的觀察每個(gè)影響因素的作用效能，并以列線圖的形式呈現(xiàn)。該模型更加全面、清晰、準(zhǔn)確的預(yù)測(cè)了手術(shù)效果。此預(yù)測(cè)模型的優(yōu)勢(shì)在于僅通過X線及問診，就可以對(duì)手術(shù)效果進(jìn)行預(yù)測(cè)，節(jié)約了時(shí)間、經(jīng)濟(jì)成本以及減少了患者所受到的電離輻射。且對(duì)于醫(yī)院沒有較高要求，可以普及至大多數(shù)醫(yī)院，在門診有限的時(shí)間內(nèi)，可以通過X線檢查，計(jì)算出相應(yīng)的評(píng)分，從而給出患者術(shù)后功能恢復(fù)的預(yù)期效果，以便醫(yī)患雙方在術(shù)前和手術(shù)時(shí)基于證據(jù)做出決策。

這項(xiàng)研究具有一定的局限性，首先，我們的樣本量較?。黄浯?，我們的研究是回顧性案例研究，這種類型的研究固有地存在多種偏倚，包括選擇偏倚、測(cè)量和評(píng)價(jià)偏倚，以及隨訪損失；第三，我們考慮的影像學(xué)參數(shù)缺乏股骨側(cè)指標(biāo)，這主要是由于僅用X線很難準(zhǔn)確的測(cè)出股骨側(cè)的影像學(xué)指標(biāo)，而MRI及CT并非PAO術(shù)前的常規(guī)檢查，所以我們并未將股骨側(cè)指標(biāo)納入，在未來的研究中，我們將納入更多的影像學(xué)指標(biāo)，構(gòu)建更加完善、精準(zhǔn)的臨床預(yù)測(cè)模型；最后，我們?nèi)狈w格檢查的結(jié)果，查體醫(yī)師人數(shù)較多，查體結(jié)果具有很大的主觀性，質(zhì)量無法做到精確、統(tǒng)一，存在較大誤差，無法納入影響因素。

綜上所述，基于術(shù)前股骨頭內(nèi)側(cè)距髂坐線距離、手術(shù)入路、術(shù)前髖臼深度、術(shù)前Calve線連續(xù)性這4項(xiàng)影響因素構(gòu)建PAO術(shù)后FRHF的臨床預(yù)測(cè)的列線圖，具有好的區(qū)分度和一致性。此預(yù)測(cè)列線圖將影響因素量化，可以在術(shù)前對(duì)患者進(jìn)行評(píng)估，對(duì)手術(shù)預(yù)后進(jìn)行預(yù)測(cè)。此預(yù)測(cè)列線圖能識(shí)別適合接受PAO的最佳患者，有望用于指導(dǎo)手術(shù)患者及手術(shù)入路的選擇。