表面肌電圖在先天性肌性斜頸兒童中的診斷價值及臨床應(yīng)用

馮雪菲，劉苑，龔德志，成少華，陳玉霞*

1成都市雙流區(qū)第一人民醫(yī)院/四川大學(xué)華西空港醫(yī)院兒科，四川成都 610200；2重慶醫(yī)科大學(xué)附屬兒童醫(yī)院康復(fù)科/國家兒童健康與疾病臨床醫(yī)學(xué)研究中心/兒童發(fā)育疾病研究教育部重點實驗室，重慶 400014

先天性肌性斜頸(congenital muscular torticollis，CMT)是以頸側(cè)屈和頸旋轉(zhuǎn)為特征的頸部姿勢性畸形[1-2]，臨床表現(xiàn)為患兒頭部向患側(cè)歪斜，下頜轉(zhuǎn)向健側(cè)，除累及患側(cè)胸鎖乳突肌外，也經(jīng)常影響頸部周圍的肌肉組織、血管、神經(jīng)、筋膜等，是一種較為嚴(yán)重的肌肉畸形疾病。CMT至今尚缺乏標(biāo)準(zhǔn)化的臨床分型，在臨床中常將其分為非腫塊型、卵圓形腫塊型及條索狀腫塊型[3-4]。目前，CMT通常以客觀病情、臨床觸診、超聲檢查胸鎖乳突肌結(jié)構(gòu)等方法明確診斷[5-6]，但這類檢查手段僅對胸鎖乳突肌存在結(jié)構(gòu)性病變的患兒敏感，缺乏協(xié)助診斷患兒病情嚴(yán)重程度及評估預(yù)后的有效的功能性評估量化指標(biāo)和方法。表面肌電圖(surface electromyography，sEMG)能夠?qū)崟r、準(zhǔn)確地在非損傷狀態(tài)下反映肌肉的活動、功能及疲勞狀態(tài)，故采用sEMG 評價肌肉功能已成為近年來神經(jīng)康復(fù)醫(yī)學(xué)研究的一個重要領(lǐng)域[7]。均方根(root-mean-square，RMS)值可代表肌電信號的平均強度，是肌電時域值中最可靠的參數(shù)，可用于評價肌肉在運動及靜息狀態(tài)下的肌力大小[8]。本研究選擇RMS 值作為頸部各肌群肌電反應(yīng)的記錄方法，探索頸部各肌群的RMS特征，以期為臨床CMT功能狀態(tài)和康復(fù)療效的評價提供有效、可行的臨床方法。

1 資料與方法

1.1 研究對象 收集2018 年6 月－2022 年8 月在重慶醫(yī)科大學(xué)附屬兒童醫(yī)院康復(fù)中心確診為CMT 的478 例患兒進(jìn)行回顧性分析。所有患兒中，男296例，女182 例，中位年齡0.8(0.2～9.0)歲。所有患兒均須符合2013年美國物理治療協(xié)會兒科組的臨床實踐指南對CMT 的診斷標(biāo)準(zhǔn)[9]：頭部持續(xù)向患側(cè)歪斜、下巴轉(zhuǎn)向健側(cè)，排除骨性、眼性、神經(jīng)源性、聽性和感染性斜頸。納入標(biāo)準(zhǔn)：(1)符合CMT 診斷標(biāo)準(zhǔn)，僅發(fā)生在單側(cè)；(2)病情平穩(wěn)，無急性疾病發(fā)作；(3)大運動、認(rèn)知發(fā)育正常。排除標(biāo)準(zhǔn)：(1)頸部外傷、鎖骨骨折等急性疾??；(2)脊椎異常、眼性斜頸、中樞神經(jīng)系統(tǒng)病變、斜頭畸形等慢性疾??；(3)體重過輕或過重(過輕，低于M-2SD；過重，大于M+2SD)。本研究已獲得重慶醫(yī)科大學(xué)附屬兒童醫(yī)院倫理評審委員會審批(審第S2012-013)。

1.2 分組及定義 將入組患兒斜頸側(cè)視為患側(cè)，作為觀察組，斜頸對側(cè)視為健側(cè)，作為對照組，其中左側(cè)斜頸264例，右側(cè)斜頸214例。根據(jù)2018年美國物理治療協(xié)會兒科學(xué)部發(fā)布的CMT嚴(yán)重程度分類系統(tǒng)(CMT-SCS)[9]將患兒分為輕度(n=180，僅有姿勢性的偏向或肌肉緊張，頸部旋轉(zhuǎn)受限<15°)、中度(n=199，伴有肌肉緊張及頸部旋轉(zhuǎn)受限15～30°)、重度(n=99，伴有肌肉緊張及頸部旋轉(zhuǎn)受限>30°)。

1.3 指標(biāo)檢測 本研究采用芬蘭Mega 公司生產(chǎn)的八通道生物機能實驗系統(tǒng)采集肌電信號，應(yīng)用配套Mega Win 軟件(芬蘭Mega公司)表面肌電分析系統(tǒng)對采集的原始肌電信號進(jìn)行分析。用75%乙醇擦拭清潔患兒雙側(cè)胸鎖乳突肌、頸闊肌、斜方肌(上)，將測試電極片放置備檢肌肉肌腹最飽滿處，與所檢肌肉肌纖維方向一致，同一肌肉上電極片之間的距離>1 cm，參考電極置于測試電極外側(cè)骨性標(biāo)志突出處。環(huán)境溫度保持在26～28 ℃。被檢者保持清醒放松狀態(tài)，固定為坐位，頸部保持中立位。聽檢查者指令做以下動作：(1)頭頸靜息居中位；(2)主動運動，被檢查者行患側(cè)同向轉(zhuǎn)頸、反向轉(zhuǎn)頸、后仰及前屈。每次檢查頸部活動均需達(dá)到關(guān)節(jié)活動度的最大角度，且體位至少保持5 s?；純阂蚰挲g小聽不懂指令時可在檢查者或監(jiān)護(hù)人逗引下最大程度地接近標(biāo)準(zhǔn)動作。記錄并測量RMS值。

1.4 指標(biāo)分析 比較患側(cè)與健側(cè)胸鎖乳突肌、頸闊肌、斜方肌(上)在靜息、轉(zhuǎn)頸、前屈、后仰時RMS的差異；對患兒年齡進(jìn)行分層，比較不同年齡段患側(cè)與健側(cè)胸鎖乳突肌在靜息及活動狀態(tài)下RMS的差異。以RMS 作為檢驗變量，繪制受試者工作特征(receiver operator characteristic，ROC)曲線，計算曲線下面積(AUC)以尋找最佳截斷值，確定患側(cè)RMS 對不同肌群在不同體位下的判斷價值；并分析患側(cè)CMT嚴(yán)重程度與各肌群RMS的相關(guān)性。

1.5 統(tǒng)計學(xué)處理 采用SPSS 19.0 軟件進(jìn)行統(tǒng)計分析。計量資料先進(jìn)行正態(tài)分布和方差齊性檢查，正態(tài)分布且方差齊時以x±s表示，組間比較采用配對t檢驗；非正態(tài)分布時以M(Q1，Q3)表示，組間比較采用非參數(shù)檢驗。采用ROC曲線分析RMS值在患側(cè)與健側(cè)的診斷效能，曲線下面積(AUC)在≤0.5 時診斷價值較低，0.50.7提示診斷價值較高。采用Spearman 相關(guān)分析患側(cè)CMT嚴(yán)重程度與各肌群RMS的相關(guān)性。P<0.05為差異有統(tǒng)計學(xué)意義。

2 結(jié) 果

2.1 患側(cè)與健側(cè)胸鎖乳突肌在靜息及活動狀態(tài)下RMS的比較及判斷CMT的價值 當(dāng)胸鎖乳突肌處于靜息坐位、同向轉(zhuǎn)頸、低頭放松狀態(tài)時，患側(cè)組RMS高于健側(cè)組(P<0.05)，處于反向轉(zhuǎn)頸、仰頭收縮狀態(tài)時患側(cè)組RMS 低于健側(cè)組(P<0.05)?；紓?cè)RMS在靜息坐位及各運動狀態(tài)下AUC值均>0.5(表1)。

表1 患側(cè)與健側(cè)胸鎖乳突肌在靜息及活動狀態(tài)下RMS值比較及其判斷CMT的價值（n=478）Tab.1 Comparison and diagnostic values of RMS on the affected and healthy sternocleidomastoid muscles in testing and active states in patients with CMT （n=478）

2.2 患側(cè)與健側(cè)頸闊肌在靜息及活動狀態(tài)RMS比較及判斷CMT的價值 當(dāng)頸闊肌處于靜息坐位、反向轉(zhuǎn)頸放松狀態(tài)時，患側(cè)RMS值高于健側(cè)(P<0.05)，而當(dāng)處于同向轉(zhuǎn)頸收縮狀態(tài)時，患側(cè)RMS 值低于健側(cè)(P<0.05)；在仰頭和低頭時RMS 差異無統(tǒng)計學(xué)意義(P>0.05)?；紓?cè)RMS 在靜息坐位及轉(zhuǎn)頸時AUC 值均>0.5(表2)。

表2 患側(cè)與健側(cè)頸闊肌在靜息及活動情況下RMS比較及其判斷CMT的價值（n=478）Tab.2 Comparison and diagnostic values of RMS on the affected and healthy platysma muscles in testing and active states of patients with CMT （n=478）

2.3 患側(cè)與健側(cè)斜方肌(上)在靜息及活動狀態(tài)下RMS 的比較及判斷CMT的價值 當(dāng)患兒斜方肌(上)處于靜息坐位及反向轉(zhuǎn)頸、低頭放松狀態(tài)時，患側(cè)RMS高于健側(cè)，差異有統(tǒng)計學(xué)意義(P<0.05)，在處于同向轉(zhuǎn)頸、仰頭收縮時RMS 差異無統(tǒng)計學(xué)意義(P>0.05)?；紓?cè)RMS 在靜息坐位、反向轉(zhuǎn)頸、低頭放松體位下AUC值均>0.5(表3)。

2.4 不同年齡段CMT 兒童患側(cè)與健側(cè)胸鎖乳突肌在靜息及活動狀態(tài)下RMS 的比較 0～6、7～12、13～24 月齡患兒患側(cè)與健側(cè)在靜息坐位和不同活動狀態(tài)下RMS 值差異均有統(tǒng)計學(xué)意義(P<0.05 或P<0.01)，其中，當(dāng)胸鎖乳突肌處于靜息坐位、同向轉(zhuǎn)頸、低頭放松狀態(tài)時患側(cè)RMS 高于健側(cè)(P<0.05)，處于反向轉(zhuǎn)頸、仰頭收縮時患側(cè)RMS 低于健側(cè)(P<0.05)。25～36 月齡患兒處于靜息坐位放松狀態(tài)時患側(cè)RMS高于健側(cè)(P<0.05)，處于反向轉(zhuǎn)頸、仰頭收縮體位時患側(cè)RMS 低于健側(cè)(P<0.05)，處于同向轉(zhuǎn)頸、低頭放松狀態(tài)時差異無統(tǒng)計學(xué)意義(P>0.05)?！?7 月齡患兒處于反向轉(zhuǎn)頸、仰頭收縮體位時，患側(cè)RMS低于健側(cè)(P<0.05)，處于靜息坐位、同向轉(zhuǎn)頸、低頭放松狀態(tài)時差異無統(tǒng)計學(xué)意義(P>0.05)(表4)。

2.5 患側(cè)CMT 嚴(yán)重程度與各肌群RMS 的相關(guān)性分析 Spearman 相關(guān)分析顯示，當(dāng)患兒處于靜息坐位時，CMT嚴(yán)重程度與胸鎖乳突肌、頸闊肌、斜方肌(上)RMS 均呈正相關(guān)(r分別為0.721、0.612、0.655，P<0.001)。

3 討 論

CMT 早診斷是預(yù)防遠(yuǎn)期不良事件發(fā)生的關(guān)鍵，超聲檢查雖能檢出具有形態(tài)學(xué)改變的肌性斜頸，但在準(zhǔn)確量化肌纖維化程度和肌肉功能方面具有一定的局限性[10]，因此，臨床上需要找到客觀量化的指標(biāo)來評價患兒的頸部肌肉功能。根據(jù)既往文獻(xiàn)報道，CMT 患兒患側(cè)肌群的肌電圖較臨床表現(xiàn)更為廣泛、復(fù)雜[11-13]。本研究也發(fā)現(xiàn)，無論何種程度的斜頸，肌電活動均呈現(xiàn)出不同程度的異常，因而能在一定程度上反映患兒患側(cè)肌群在收縮和放松狀態(tài)下的肌肉功能變化情況。

目前，國內(nèi)采用sEMG 檢測頸部肌群肌肉功能的文章報道較少，且以患側(cè)胸鎖乳突肌單一體位的肌電變化報道為主[8,14]。本研究通過多個體位檢查發(fā)現(xiàn)，患兒患側(cè)胸鎖乳突肌在不同體位下均呈現(xiàn)異常的肌電反應(yīng)，且較單一體位表現(xiàn)得更為廣泛和復(fù)雜?；純夯紓?cè)胸鎖乳突肌在靜息坐位、同向轉(zhuǎn)頸、低頭放松體位下RMS 均高于健側(cè)(P<0.05)，反映患側(cè)胸鎖乳突肌存在靜態(tài)或動態(tài)肌張力增高的現(xiàn)象，導(dǎo)致肌肉在靜息或運動過程中放松不良，延展性變?nèi)?，這與桂彤等[14]、Nacpil 等[15]的研究結(jié)果一致。當(dāng)患側(cè)胸鎖乳突肌處于反向轉(zhuǎn)頸、仰頭收縮體位時RMS低于健側(cè)(P<0.05)，提示患側(cè)胸鎖乳突肌在收縮時運動單位時限縮短，激活、募集和參與活動的肌纖維數(shù)量減少，肌肉興奮性差[15-16]，同時亦可能存在電沖動在肌細(xì)胞膜上傳導(dǎo)不均勻，導(dǎo)致同一個運動單元內(nèi)的肌纖維放電不同步，出現(xiàn)共同收縮能力弱的現(xiàn)象[17-18]。本研究還發(fā)現(xiàn)，CMT 患兒患側(cè)胸鎖乳突肌RMS 在靜息及各種運動狀態(tài)下AUC 均大于0.7，提示在靜息坐位及各種運動狀態(tài)下RMS檢測值異常具有較高價值，sEMG 可能在診斷CMT 患兒胸鎖乳突肌功能異常方面具有較好的判斷價值。

目前，國內(nèi)外對CMT的報道主要圍繞著胸鎖乳突肌，而關(guān)于頸部活動協(xié)同肌對CMT的影響卻鮮有報道，僅王詩忠等[19]、Chotigavanichaya 等[20]對少量患者頸部其他肌群進(jìn)行肌電測量，證實了維持頸部平衡及協(xié)調(diào)運動還需頸部其他肌群的共同參與。本研究不僅檢測胸鎖乳突肌，還對頸闊肌及斜方肌(上)這類相對表淺的協(xié)同肌進(jìn)行肌電測量，發(fā)現(xiàn)患側(cè)協(xié)同肌在主被動運動時仍存在異常的肌電反應(yīng)，這一結(jié)果反映協(xié)同肌在CMT患兒頸部活動時存在功能上的限制，相似的姿勢異?？捎刹煌∪馐湛s異常導(dǎo)致，而相同肌肉由于體位不同，亦可表現(xiàn)出不同的臨床表現(xiàn)。當(dāng)患兒患側(cè)頸闊肌在靜息坐位、反向轉(zhuǎn)頸的放松體位時RMS 高于健側(cè)(P<0.05)，提示患側(cè)頸闊肌存在靜態(tài)和動態(tài)肌張力增高，可導(dǎo)致肌肉放松不良；而當(dāng)患側(cè)同向轉(zhuǎn)頸肌肉收縮時RMS低于健側(cè)(P<0.05)，表現(xiàn)出收縮時肌力不足的現(xiàn)象，提示治療師可根據(jù)患側(cè)頸闊肌肌電特征給予相應(yīng)的主被動訓(xùn)練。另一協(xié)同肌斜方肌(上)在靜息坐位、反向轉(zhuǎn)頸、低頭放松狀態(tài)下RMS 明顯高于健側(cè)(P<0.05)，提示患側(cè)斜方肌(上)存在放松不良、延展性下降的肌肉特征，治療師應(yīng)重視斜方肌的放松訓(xùn)練。綜上，對CMT 患兒協(xié)同肌進(jìn)行sEMG 測量發(fā)現(xiàn)，CMT除累及患側(cè)的胸鎖乳突肌外，還可影響胸鎖乳突肌周圍的肌肉組織。因此，建議物理治療師在對CMT 患兒進(jìn)行斜頸糾正時，除關(guān)注胸鎖乳突肌，還需關(guān)注協(xié)同肌的功能恢復(fù)。

既往關(guān)于CMT的臨床實踐指南報道，發(fā)現(xiàn)較晚的CMT 嬰兒其治療周期較發(fā)現(xiàn)較早者明顯延長[15]，且可能會增加最終使用更具侵入性的干預(yù)措施的風(fēng)險[20]，因此，早期識別和治療對防止繼發(fā)性損傷及預(yù)防并發(fā)癥至關(guān)重要[11,21]。本研究發(fā)現(xiàn)，sEMG對各類型的CMT 均有良好的檢出率，隨著CMT 嚴(yán)重程度的進(jìn)展，RMS 值也隨之增高，兩者呈正相關(guān)。但sEMG 檢查容易受體重、年齡、肌肉發(fā)育情況等干擾[2,22]，目前尚未見文獻(xiàn)報道不同年齡段CMT 患兒胸鎖乳突肌RMS 的參考范圍。本研究將478例CMT兒童分為5 個年齡層，發(fā)現(xiàn)各年齡層患兒患側(cè)胸鎖乳突肌均存在不同程度的肌電異常表現(xiàn)，尤其是≤2 歲的CMT 患兒，無論是在靜息還是在活動狀態(tài)下，患側(cè)與健側(cè)胸鎖乳突肌的RMS值差異均有統(tǒng)計學(xué)意義(P<0.05)，提示sEMG 用于≤2 歲CMT 兒童具有良好的檢出率，臨床中可嘗試采用sEMG 對≤2 歲兒童進(jìn)行胸鎖乳突肌靜息及活動狀態(tài)的功能性評估，以協(xié)助診療和康復(fù)方案的制定。但由于本研究針對>2歲CMT兒童的樣本量相對較小，仍有待進(jìn)一步擴大樣本量來分析不同年齡層CMT患兒胸鎖乳突肌的肌電表現(xiàn)。

綜上所述，CMT患兒的不同肌群在不同體位下存在不同的肌電反應(yīng)，提示sEMG 用于CMT 患兒的檢查和療效評估是有效、可行的。但目前國內(nèi)外文獻(xiàn)均未報道健康兒童頸部各肌群在靜止或運動狀態(tài)下RMS 的參考值范圍，因此，下一步可對年齡段、性別、體重進(jìn)行分層采集，進(jìn)一步探索sEMG 作為兒童CMT客觀診斷及療效評估工具的應(yīng)用價值。