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    胸部孤立性纖維瘤的HRCT表現(xiàn)及鑒別診斷

    2023-12-01 23:48:24嚴(yán)洪軍孫勤學(xué)
    浙江臨床醫(yī)學(xué) 2023年9期
    關(guān)鍵詞:胸膜胸部免疫組化

    嚴(yán)洪軍 孫勤學(xué)*

    孤立性纖維瘤(solitary fibrous tumor,SFT)是一種少見的間葉源性腫瘤,首次由Klemperer 和Rabin 描述SFT 的論文發(fā)表于1931 年[1]。SFT 起源于CD34+樹突狀間質(zhì)細(xì)胞,可發(fā)生在全身部位,如鼻竇、眼眶等,以胸部最常見。SFT 生長緩慢,臨床癥狀無特異性,影像表現(xiàn)多變,術(shù)前誤診率高。本文通過回顧性分析24 例胸部經(jīng)手術(shù)或穿刺病理證實(shí)的患者臨床資料及病理,分析其HRCT 表現(xiàn),旨在提高對該病的認(rèn)識與診斷準(zhǔn)確性。

    1 資料與方法

    1.1 臨床資料 回顧性分析2015 年6 月至2021 年12月本院由病理證實(shí)胸部SFT 患者24 例,男10 例,女14 例;年齡32~75(51.4±13.1)歲。無癥狀、體檢或意外發(fā)現(xiàn)14 例,咳嗽、氣促5 例,胸背疼痛3 例,頭暈1 例,發(fā)現(xiàn)胸腔積液1 例。

    1.2 方法 所有患者均在禁食至少4 h 狀態(tài)下進(jìn)行平掃及增強(qiáng)檢查(動脈期、靜脈期)。CT 檢查采用16 層PHILIPS 螺旋CT 機(jī)。掃描參數(shù)設(shè)置:管電壓120 kV,管電流250 mA;層厚2.0 mm,分辨率為512×512。均在平掃基礎(chǔ)上,使用高壓注射器經(jīng)手背靜脈以3.0 mL/s流速注入總量約90 mL(1.5~2.0 mL/kg)碘海醇對比劑,進(jìn)行動脈期(25~30 s)及靜脈期(70~75 s)動態(tài)增強(qiáng)掃描。掃描范圍從胸廓入口處至肺底。

    1.3 圖像分析 由2 名胸部專業(yè)放射診斷醫(yī)師分別獨(dú)立操作,記錄病灶部位、數(shù)量、最大徑、形態(tài)、密度、是否囊變壞死、強(qiáng)化方式、與周圍組織的繼發(fā)表現(xiàn)、有無淋巴轉(zhuǎn)移,如意見不一致,則由上級醫(yī)師再次評估,作出診斷。

    1.4 手術(shù)或穿刺病理學(xué)檢查 手術(shù)切除22 例,CT 引導(dǎo)下穿刺活檢2 例。行常規(guī)HE 染色,18 例患者進(jìn)行免疫組化。主要標(biāo)記物:Ki-67,STAT6,CD34,CD99,Bcl-2,波形蛋白(Vimentin)、S-100、平滑肌肌動蛋白(SMA)等。

    2 結(jié)果

    2.1 SFT 定位 所有患者均單發(fā),縱隔5 例,肺內(nèi)2例,胸壁2 例,15 例胸膜來源。腫塊大小懸殊,最大徑7~134 mm,8 例最大徑>100 mm,16 例最大徑<100 mm。

    2.2 CT 影像表現(xiàn) 8 例最大徑>100 mm 腫塊局部淺分葉,密度不均,內(nèi)見斑片狀壞死區(qū)。16 例最大徑<100 mm 腫塊邊緣光滑無毛刺,密度均勻。有12 例出現(xiàn)輕中度強(qiáng)化,強(qiáng)化幅度約20~40 HU,有6 例明顯強(qiáng)化,強(qiáng)化幅度 40~50 HU,有4 例呈不均勻強(qiáng)化,如“地圖樣”改變,瘤內(nèi)或瘤周出現(xiàn)增粗迂曲血管影,2例強(qiáng)化不明顯。有2 例腫塊與胸膜呈銳角,12 例以寬基底于胸膜相連,5 例夾角呈鈍角呈“胸膜尾征”,帶蒂。1 例外形呈“D”型。2 例病灶內(nèi)出現(xiàn)鈣化,8 例出現(xiàn)壞死區(qū)。1 例出現(xiàn)胸腔積液。4 例患側(cè)肺有不同程度的肺不張。1 例出現(xiàn)淋巴轉(zhuǎn)移。

    2.3 手術(shù)及病理 (1)大體標(biāo)本:多為實(shí)性軟組織腫塊,多數(shù)有完整包膜,切面較硬,呈灰白或灰黃色,有4 例呈魚肉樣,內(nèi)見黏液樣變、壞死。4 例瘤體內(nèi)見增粗滋養(yǎng)血管。(2)鏡下:腫瘤組織由細(xì)胞豐富區(qū)和稀疏區(qū)組成,呈席紋狀、編織狀或不規(guī)則排列,豐富區(qū)細(xì)胞多呈梭形。間質(zhì)中散在分布粗大膠原纖維及增生的薄壁血管擴(kuò)張。有4 例核分裂像>4 個(gè)/2 mm2。免疫組化:CD34、CD99、Bcl-2、STAT6+,VIimentin(+),S-100、平滑肌肌動蛋白(SMA)(-),ki-67 多<5%,1 例ki-67為10%,1 例ki-67 為20%。4 例診斷為惡性SFT。

    3 討論

    孤立性纖維瘤(solitary fibrous tumor,SFT)是少見的梭形細(xì)胞腫瘤,WHO(2013)軟組織腫瘤分類將其歸類于纖維母細(xì)胞/肌纖維母細(xì)胞來源的腫瘤[2]。之前使用了幾個(gè)不同的術(shù)語,如局限性胸膜纖維瘤等[3]。目前病因尚不明確,與環(huán)境因素和石棉接觸史無關(guān)。有學(xué)者表明可能與涉及NAB2-STAT6 融合基因的12q13號染色體反復(fù)倒位有關(guān)[4]。全身各部分均可發(fā)生,約33%發(fā)生于胸部,最常見于胸膜,約占胸膜腫瘤的5%。發(fā)病年齡32~75(51.4±13.1)歲,本研究中女性多于男性,作者認(rèn)為這可能與城市人口構(gòu)成比及小樣本量有關(guān)。腫塊大小懸殊,以良性居多,但有約12%具有生物學(xué)惡性傾向,具有侵襲性或轉(zhuǎn)移的風(fēng)險(xiǎn)[5],本組有20 例為良性,4 例為惡性。

    SFT 腫塊較小時(shí)一般無明顯臨床癥狀,發(fā)病隱匿,多數(shù)由體檢或偶然檢查發(fā)現(xiàn),腫塊生長緩慢,當(dāng)發(fā)展成較大腫塊時(shí),可壓迫周圍組織而產(chǎn)生相應(yīng)臨床癥狀,常表現(xiàn)為咳嗽、胸痛、氣促等不適。SFTP 可誘發(fā)副腫瘤綜合征,最常見的是肥厚性骨關(guān)節(jié)病和特發(fā)性低血糖[6]。肥厚性骨關(guān)節(jié)病被稱為Pierre-Marie Bamberger綜合征,包括關(guān)節(jié)僵硬或腫脹、關(guān)節(jié)痛等,亦可出現(xiàn)女性乳房發(fā)育或溢乳。特發(fā)性低血糖,被稱為Doege-Potter 綜合征[7],可能是腫瘤產(chǎn)生的胰島素樣活性物質(zhì)和胰島素樣生長因子。本研究患者均未出現(xiàn)上述相關(guān)綜合征。手術(shù)切除是有效的治療方法[8],預(yù)后一般良好,但仍需術(shù)后隨訪復(fù)查。

    大體為類圓形或分葉狀軟組織腫塊,多數(shù)有完整包膜,邊界清楚,質(zhì)硬或中等,切面呈灰白,體積較大時(shí)可出現(xiàn)壞死、囊變。鏡下由大量梭形細(xì)胞、卵圓形和圓形細(xì)胞構(gòu)成的細(xì)胞豐富區(qū)和由粗細(xì)不等的膠原纖維、薄壁血管混合而形成[9]。免疫組化顯示CD34,CD99,Bcl-2、STAT6+,VIimentin 表達(dá)陽性,但不具特異性。ki-67 多<5%。STAT6 可通過免疫組織化學(xué)檢測,已被證明是NAB2-STAT6 基因融合的可靠替代標(biāo)記物,具有高度敏感性和特異性[10]。本組已行免疫組化的患者均顯示STAT6+,與文獻(xiàn)報(bào)道相一致。

    GUPTA 等學(xué)者[11]認(rèn)為腫塊大小不是良惡性的主要鑒別點(diǎn),因?yàn)榕c緩慢生長的良性病變相比,惡性腫瘤常生長得更快,從而產(chǎn)生癥狀,并保持無癥狀的狀態(tài),同時(shí)又指出惡性SFT 常有分葉狀改變及鈣化。本研究4例惡性腫瘤中,3 例最大徑均>100 mm,僅1 例最大徑<100 mm。當(dāng)出現(xiàn)胸腔積液時(shí),且胸膜呈結(jié)節(jié)樣增厚,需警惕惡變可能,本組也有1 例出現(xiàn)同側(cè)胸腔積液,作者認(rèn)為可能腫塊刺激胸膜的緣故。有研究報(bào)道SFT 可發(fā)生淋巴遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移[12],提示惡性腫瘤,本研究中出現(xiàn)1 例發(fā)生肺門淋巴轉(zhuǎn)移,后經(jīng)病理證實(shí)為惡性SFT,所有患者均未發(fā)生鄰近骨折破壞及遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移。

    由于SFT 內(nèi)的病理組成成分及比例不同,強(qiáng)化方式可表現(xiàn)多種。腫塊較小時(shí),強(qiáng)化均勻,呈輕-中度強(qiáng)化?!把艿贅訌?qiáng)化”“蛇紋血管征”及“地圖樣強(qiáng)化”是SFT 較典型的特征表現(xiàn),為動脈期時(shí)瘤體內(nèi)和周圍出現(xiàn)粗大迂曲血管,如蛇紋樣四處爬行,靜脈期強(qiáng)化不均勻且持續(xù)性強(qiáng)化,其原因是細(xì)胞豐富區(qū)及血管豐富區(qū)的強(qiáng)化明顯,細(xì)胞稀疏區(qū)膠原化強(qiáng)化程度較弱,而出現(xiàn)地圖樣改變。CARDINALE 等[13]學(xué)者認(rèn)為發(fā)生于縱隔胸膜的SFT 與縱隔腫瘤相類似,影像學(xué)有時(shí)鑒別困難,但縱隔起源腫瘤對胸膜的外側(cè)邊凸出。當(dāng)發(fā)生于縱隔區(qū)病變,應(yīng)排除是否為前縱隔旁胸膜病變。

    鑒別診斷:(1)胸膜腫瘤:如胸膜間皮瘤,好發(fā)中老年男性,有石棉接觸史,可分局限性和彌漫性。惡性間皮瘤常伴胸腔積液,胸膜呈彌漫性結(jié)節(jié)樣增厚,強(qiáng)化均勻,病灶較大時(shí)可出現(xiàn)壞死。(2)肺內(nèi)腫瘤:良性腫瘤,如肺硬化性肺泡細(xì)胞瘤等。肺硬化性肺泡細(xì)胞瘤好發(fā)中年女性,邊緣光滑、強(qiáng)化明顯,“貼邊血管征”及“空氣半月征”是其較典型表現(xiàn)。惡性腫瘤,如肺癌,肺肉瘤等。肺癌好發(fā)老年男性,常見“毛刺征”“分葉征”“胸膜凹陷征”等征象,易侵犯周圍組織及淋巴轉(zhuǎn)移。肺肉瘤好發(fā)于<40 歲,周圍型常見,鈣化少見,不均勻強(qiáng)化,局部胸膜侵犯。(3)縱隔腫瘤:神經(jīng)源性腫瘤,脊柱旁多見,邊界清楚,與胸膜呈銳角,鄰近椎間孔擴(kuò)大,向椎管內(nèi)延伸,呈啞鈴狀改變,有鈣化,強(qiáng)化方式多樣。

    綜上所述,SFT 發(fā)病率低,臨床上少見,臨床癥狀不明顯,影像學(xué)、病理和免疫組化是診斷和鑒別診斷的重要工具。SFT 在HRCT 檢查上具有一定的特征性,對術(shù)前診斷具有較大的應(yīng)用價(jià)值。當(dāng)HRCT 檢查發(fā)現(xiàn)胸部內(nèi)孤立性腫塊,邊界光整,淺分葉,病灶較小時(shí)強(qiáng)化均勻,較大時(shí)不均勻強(qiáng)化,瘤內(nèi)或瘤周出現(xiàn)增粗血管,應(yīng)考慮SFT 可能,“血管蒂樣強(qiáng)化”“蛇紋血管征”及“地圖樣強(qiáng)化”是較典型的特征表現(xiàn)。當(dāng)出現(xiàn)胸腔積液及鈣化、腫塊局部分葉,提示腫塊惡性可能。最終確診還需依賴病理和免疫組化檢查。

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