腦卒中后雙側(cè)咀嚼肌痙攣伴周期性膈肌痙攣致吞咽障礙康復(fù)1 例

張俊玲，李愛(ài)華，廉菲菲

（濟(jì)南醫(yī)院（濟(jì)南市康復(fù)醫(yī)院）康復(fù)醫(yī)學(xué)科，山東濟(jì)南 250000）

肌痙攣是腦卒中后常見(jiàn)癥狀，臨床以偏癱側(cè)肢體肌痙攣多見(jiàn)，而中樞性雙側(cè)咀嚼肌痙攣少有報(bào)道。 咀嚼肌痙攣可導(dǎo)致張口時(shí)疼痛、張口受限、進(jìn)食困難。膈肌痙攣在腦卒中后亦為常見(jiàn)，本例患者周期性膈肌痙攣的發(fā)作時(shí)間和間歇時(shí)間相等，15 d 為一個(gè)周期，其發(fā)作特點(diǎn)在臨床亦少見(jiàn)。膈肌痙攣發(fā)作時(shí)對(duì)患者的吞咽、睡眠、情緒產(chǎn)生極大影響，加重了吞咽障礙程度，使患者苦不堪言。 我院康復(fù)醫(yī)學(xué)科言語(yǔ)組2022 年7月收治1 例腦卒中后雙側(cè)咀嚼肌痙攣伴周期性膈肌痙攣致吞咽障礙的患者， 通過(guò)進(jìn)行口面部運(yùn)動(dòng)療法、呼吸訓(xùn)練、口服巴氯芬治療，患者吞咽功能明顯改善，膈肌痙攣對(duì)吞咽功能的影響明顯緩解，患者拔除鼻飼管經(jīng)口進(jìn)食。本例患者的治療過(guò)程可為腦卒中后雙側(cè)咀嚼肌痙攣伴周期性膈肌痙攣致吞咽障礙提供臨床康復(fù)治療參考，現(xiàn)報(bào)道如下。

1 臨床資料

1.1 一般資料

患者男，66 歲，吞咽困難、言語(yǔ)不清伴雙側(cè)肢體活動(dòng)不靈（左側(cè)好于右側(cè)）7 月余。 患者2021 年10 月18 日無(wú)明顯誘因突發(fā)暈倒、意識(shí)障礙，立即就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院急診科，查頭顱CT 示“左側(cè)基底節(jié)腦出血，多發(fā)腔隙性腦梗塞，出血量30 mL”，診斷為“腦出血”，給予降顱壓、腦保護(hù)、營(yíng)養(yǎng)支持等對(duì)癥保守治療，10月21 日患者意識(shí)逐漸轉(zhuǎn)醒， 住院治療1 月余病情平穩(wěn)后出院。 出院時(shí)查體右側(cè)肌力2 級(jí)，左側(cè)肢體可自主活動(dòng)（精細(xì)運(yùn)動(dòng)、靈活性下降）。出院后堅(jiān)持康復(fù)訓(xùn)練，右側(cè)肢體功能逐漸改善，現(xiàn)右側(cè)肌力3 級(jí)，坐位平衡2 級(jí)，立位平衡1 級(jí)，步行能力0 級(jí)，改良Ashworth 分級(jí)1+。

既往史：“高血壓病”12 余年，口服苯磺酸氨氯地平5 mg、1 次/d 降壓治療，半月前因血壓偏低，暫停降壓藥物治療，監(jiān)測(cè)血壓良好；“陳舊性腦出血”3 年，無(wú)明顯后遺癥；陳舊性肺結(jié)核病史數(shù)年；“貧血”半年余，間斷補(bǔ)充鐵劑治療；半年前因排尿困難行“前列腺電切除術(shù)”。否認(rèn)結(jié)核、肝炎等傳染病史，無(wú)外傷史，無(wú)輸血史。

體格檢查：體溫36.4 ℃，脈搏72 次/min，呼吸17次/min，血壓130/81 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa）。

患者因不能張口、 吞咽困難在外院做康復(fù)治療，效果不佳，于2022 年7 月22 日轉(zhuǎn)至我院康復(fù)醫(yī)學(xué)科接受康復(fù)治療。

臨床診斷：腦出血恢復(fù)期，腔隙性腦梗死，高血壓病，口腔期吞咽障礙。

2 康復(fù)經(jīng)過(guò)

2.1 第一階段（2022 年7 月22 日—2022 年9 月7 日）

2.1.1 康復(fù)評(píng)估

患者坐輪椅，插鼻飼管，意識(shí)清，目光呆滯，反應(yīng)稍延遲，形體極度消瘦。 理解能力可，配合檢查，行動(dòng)緩慢。牙關(guān)緊閉，“吱吱”作響（睡眠時(shí)癥狀可緩解），可明顯看到雙側(cè)顳肌、咬肌跳動(dòng)。不能主動(dòng)張口，被動(dòng)張口可達(dá)0.5 cm；下頜口部運(yùn)動(dòng)功能評(píng)估總分30 分。唾液分泌較多，可咽下；吞咽啟動(dòng)良好，唾液反復(fù)吞咽測(cè)試＞3 次/min；吞咽時(shí)喉運(yùn)動(dòng)：上抬＞2 cm。 咳嗽反射減弱，咳嗽力量強(qiáng)。 功能性經(jīng)口進(jìn)食（FOIS）分級(jí)：0 級(jí)，不能經(jīng)口進(jìn)食，鼻飼喂食。采用《下頜口部運(yùn)動(dòng)功能評(píng)估分級(jí)標(biāo)準(zhǔn)》和《下頜口部運(yùn)動(dòng)功能評(píng)估記錄表》[1]評(píng)估下頜運(yùn)動(dòng)功能，結(jié)果見(jiàn)表1。

表1 治療前后腦卒中后雙側(cè)咀嚼肌痙攣伴周期性膈肌痙攣致吞咽障礙患者下頜運(yùn)動(dòng)功能比較

2.1.2 康復(fù)目標(biāo)

近期目標(biāo)：緩解咀嚼肌痙攣程度，由牙關(guān)緊閉到可主動(dòng)張口1.5 cm。遠(yuǎn)期目標(biāo)：拔除鼻飼管，經(jīng)口進(jìn)食。

2.1.3 康復(fù)訓(xùn)練

（1）頸部放松訓(xùn)練：頸部前屈、后伸、側(cè)屈、旋轉(zhuǎn)訓(xùn)練。 （2）面部肌肉按摩放松訓(xùn)練：按摩放松顳肌、咬肌和面頰肌肉，速度緩慢，力度逐漸滲透。 （3）下頜關(guān)節(jié)擠壓：患者坐位，治療師一手固定頭頂，另一手固定下頦，同時(shí)向下向上用力擠壓持續(xù)5 s，再放松。 擠壓5下為一組，5 組/次。 （4）被動(dòng)下頜前伸運(yùn)動(dòng)：將食指和中指放在左右兩側(cè)下頜角，囑患者放松，輕輕向前做前伸動(dòng)作，下頜前伸后保持5 s 后再?gòu)?fù)位。 前伸5下為一組，5 組/次。 （5）以上訓(xùn)練結(jié)束后上下磨牙間放置壓舌板一片，緩解“吱吱”作響，20 min 后取下壓舌板，放松咀嚼肌，起到被動(dòng)張口的作用。隨張口幅度的擴(kuò)大將壓舌板增加到兩片、三片至六片，外裹紗布，放在上下磨牙之間，時(shí)間由20 min 延長(zhǎng)至30 min，以緩解咀嚼肌張力。

2.1.4 合并癥狀（2022 年7 月30 日）

康復(fù)訓(xùn)練進(jìn)行1 周時(shí)，患者出現(xiàn)膈肌痙攣。 發(fā)作頻率：喉間連續(xù)發(fā)出呃聲3～4 次出現(xiàn)短暫憋氣，隨后出現(xiàn)響亮呼氣聲， 中間稍作停頓再次打嗝3～4 次，憋氣再停頓，反復(fù)發(fā)作；＞10 次/min；牙關(guān)咬緊加重。

打嗝發(fā)作天數(shù)、間隔天數(shù)、發(fā)作頻率、對(duì)吞咽功能影響程度治療前后對(duì)比見(jiàn)表2。

表2 治療前后腦卒中后雙側(cè)咀嚼肌痙攣伴周期性膈肌痙攣致吞咽障礙患者打嗝發(fā)作頻率及對(duì)吞咽功能影響的比較

2.1.5 調(diào)整康復(fù)目標(biāo)及訓(xùn)練計(jì)劃

康復(fù)目標(biāo)：在原有目標(biāo)基礎(chǔ)上加緩解打嗝對(duì)牙關(guān)咬緊的影響。

2.1.6 調(diào)整康復(fù)訓(xùn)練

在原有康復(fù)訓(xùn)練計(jì)劃項(xiàng)目上增加（1）傳統(tǒng)中醫(yī)療法-針灸治療。 （2）膈肌按摩：患者仰臥位，將左右手四指以胸骨為界放于膈肌區(qū)域，吸氣時(shí)輕輕向上向外推動(dòng)，呼氣時(shí)放松，起到放松和緩解膈肌緊張。由中間向左右兩側(cè)推動(dòng)為一次，5 次/組，做4 組。 （3）壓迫膈神經(jīng)：用力壓迫胸鎖乳突肌鎖骨附著部正上方膈神經(jīng)，2～3 min/次[2]。（4）呼吸訓(xùn)練：a 囑患者鼻吸氣-張開(kāi)雙唇慢呼，呼氣時(shí)由治療師輔助被動(dòng)張口；b 取坐位，輔助雙側(cè)上肢上舉至肩同時(shí)吸氣停留2 s 后緩慢放下并呼氣；c 取坐位，將一手放于胸部，另一手放于腹部，在呼氣末將膈肌向上推動(dòng)，輔助完成腹式呼吸；d將蠟燭放于患者唇邊讓其吹滅， 由治療師輔助被動(dòng)張口。

2.1.7 康復(fù)效果

打嗝未發(fā)作時(shí)患者可主動(dòng)張口1.5 cm。打嗝發(fā)作時(shí)牙關(guān)不再咬緊，上下牙間距可有縫隙。

2.2 第二階段（2022 年9 月8 日—2022 年10 月10 日）

2.2.1 康復(fù)評(píng)估

患者精神狀態(tài)良好，積極主動(dòng)參與訓(xùn)練。 主動(dòng)張口1.5 cm；下頜口部運(yùn)動(dòng)功能評(píng)估總分58 分；功能性經(jīng)口進(jìn)食（FOIS）分級(jí)為3 級(jí)。 打嗝發(fā)作天數(shù)15 d，發(fā)作頻率＞10 次/min，間隔天數(shù)15 d；打嗝期間上下牙可有縫隙，不能經(jīng)口進(jìn)食，采用經(jīng)口間歇插管。

2.2.2 康復(fù)目標(biāo)

近期目標(biāo)： 張口幅度增至2.5 cm；FOIS 分級(jí)達(dá)4級(jí)；打嗝期間能經(jīng)口進(jìn)糊狀食物。

2.2.3 康復(fù)訓(xùn)練

（1）下頜運(yùn)動(dòng)功能訓(xùn)練：①給患者左手戴一次性手套， 讓其在放松狀態(tài)下將食指放在上下門(mén)牙之間，隨張口幅度的擴(kuò)大逐漸增加至食指、中指、無(wú)名指三指訓(xùn)練，5 下/組，5 組/次。 ②讓患者拿壓舌板（豎起）放在上下門(mén)牙之間，確保壓舌板能夠翻轉(zhuǎn)以擴(kuò)大張口幅度。 （2）呼吸訓(xùn)練：膈肌按摩；腹式呼吸訓(xùn)練；吹蠟、吹紙條、吹球訓(xùn)練。

2.2.4 康復(fù)效果

訓(xùn)練3 周后可主動(dòng)張口至2.5 cm。打嗝時(shí)憋氣狀況緩解，口緊緩解并可主動(dòng)張口1.5 cm。

患者可經(jīng)口進(jìn)食軟食，小口量（2 mL/口）飲水，進(jìn)食速度延長(zhǎng)（60 min/餐）。 打嗝期間明顯影響進(jìn)食的有效性（口腔期明顯延長(zhǎng)，增至70～80 min/餐），食物性狀調(diào)整為糊狀，飲水時(shí)漏水嚴(yán)重。

2.3 第三階段（2022 年10 月11 日—2022 年11 月19 日）

2.3.1 康復(fù)評(píng)估

患者精神狀態(tài)良好，愿意與他人交流，可看到喜悅表情，體重較前增加。主動(dòng)張口2.5 cm；下頜口部運(yùn)動(dòng)功能評(píng)估總分100 分；功能性經(jīng)口進(jìn)食（FOIS）分級(jí)為6 級(jí)；進(jìn)食時(shí)間延長(zhǎng)：打嗝未發(fā)作時(shí)60 min/餐，發(fā)作時(shí)70～80 min/餐。打嗝發(fā)作天數(shù)、間隔天數(shù)均15 d，頻率＜10 次/min。

2.3.2 康復(fù)目標(biāo)

下頜可進(jìn)行各方向運(yùn)動(dòng)；FOIS 分級(jí)6 級(jí)；縮短進(jìn)食時(shí)間；改善飲水情況，5 mL/口。

2.3.3 康復(fù)訓(xùn)練

（1）下頜各方向運(yùn)動(dòng)功能訓(xùn)練。 （2）呼吸訓(xùn)練：膈肌按摩；腹式呼吸訓(xùn)練；吹蠟、吹紙條、吹球訓(xùn)練。 （3）口服巴氯芬（福安藥業(yè)集團(tuán)寧波天衡制藥有限公司，，國(guó)藥準(zhǔn)字H19980103，規(guī)格：10 mg/片）治療，初始劑量為3 次/d，5 mg/次，3 d 后增至10 mg/次，3 次/d。

2.3.4 康復(fù)效果

患者打嗝仍反復(fù)發(fā)作，打嗝期間和未打嗝期間進(jìn)食速度無(wú)明顯延長(zhǎng)（45 mim/餐）。

3 康復(fù)結(jié)局（2022 年11 月20 日）

患者2022 年7 月22 日入院時(shí)下頜運(yùn)動(dòng)功能評(píng)估、功能性經(jīng)口進(jìn)食量表（FOIS）評(píng)估：下頜運(yùn)動(dòng)功能明顯障礙，牙關(guān)緊閉，其向下、向上、向左、向右、前伸、上下連續(xù)運(yùn)動(dòng)及左右運(yùn)動(dòng)無(wú)法完成；FOIS 評(píng)估0 級(jí)，插鼻飼管，不能經(jīng)口進(jìn)食；打嗝發(fā)作天數(shù)、間隔天數(shù)各15 d，頻率＞10 次/min，對(duì)吞咽功能產(chǎn)生嚴(yán)重影響。 給予口面部運(yùn)動(dòng)療法，訓(xùn)練期間發(fā)生膈肌痙攣，加入呼吸訓(xùn)練、口服巴氯芬。 4 個(gè)月后患者下頜運(yùn)動(dòng)明顯改善，各方向運(yùn)動(dòng)由無(wú)法完成到可充分運(yùn)動(dòng)同，見(jiàn)表1。

患者進(jìn)食普食， 但某些堅(jiān)硬的食物不能食用，F(xiàn)OIS 分級(jí)由0 級(jí)升至6 級(jí)。可端水杯喝水。膈肌痙攣間隔周期性發(fā)作，但對(duì)患者的進(jìn)食及呼吸影響較前明顯緩解，打嗝期間和未打嗝期間進(jìn)食速度無(wú)明顯延長(zhǎng)（45 mim/餐）。 見(jiàn)表2。 出院回歸家庭。

出院1 個(gè)月后電話回訪，患者進(jìn)食狀況正常，在膈肌痙攣期間需服用巴氯芬，日常生活需他人少量照顧。

4 討 論

咀嚼肌痙攣是一種罕見(jiàn)的以咀嚼肌陣發(fā)性不自主性收縮為主要特征的肌張力障礙性疾病，單側(cè)發(fā)作較為常見(jiàn)，雙側(cè)發(fā)作十分罕見(jiàn)[3]。關(guān)于雙側(cè)咀嚼肌痙攣僅有趙偉麗等[4]2002 年報(bào)道一例，但其對(duì)病因未作出闡述。 查閱文獻(xiàn)，目前所知咀嚼肌痙攣的原因有三叉神經(jīng)血管壓迫、深部結(jié)締組織炎癥、翼外肌功能亢進(jìn)、顳下頜關(guān)節(jié)紊亂、破傷風(fēng)桿菌入侵、精神心理因素等，腦卒中后導(dǎo)致雙側(cè)咀嚼肌痙攣的研究尚有限。本例患者“左側(cè)基底節(jié)腦出血”，已有研究證實(shí)基底節(jié)區(qū)的損傷在肌張力障礙的發(fā)病中起著至關(guān)重要的作用，基底節(jié)區(qū)損傷是引起對(duì)側(cè)肌張力障礙、徐動(dòng)和震顫的罕見(jiàn)原因[5-6]。 腦卒中后偏癱的特征性表現(xiàn)為肌張力異常增高，是牽張反射效應(yīng)增高的結(jié)果，其會(huì)直接影響到脊髓中間神經(jīng)元， 尤以抑制中間神經(jīng)元活動(dòng)最為顯著, 所以肌張力一旦異常增高即會(huì)造成牽張反射亢進(jìn)，形成低位脊髓控制下的異常運(yùn)動(dòng)模式[7]。雙側(cè)大腦多發(fā)腦梗塞會(huì)對(duì)肌張力造成影響， 導(dǎo)致肌張力增高，且不僅肢體肌張力增高還可導(dǎo)致口面部肌張力增高。雙側(cè)咀嚼肌痙攣導(dǎo)致患者牙關(guān)緊閉，“吱吱” 作響，嚴(yán)重影響了下頜的向下、向上、向左、向右、前伸、上下連續(xù)運(yùn)動(dòng)及左右運(yùn)動(dòng)， 患者不能張口將食物送入口中，所以采取口面部運(yùn)動(dòng)療法改善張口問(wèn)題是關(guān)鍵。

膈肌痙攣俗稱打嗝， 腦卒中后腦的調(diào)節(jié)功能失常，從而出現(xiàn)脊髓的傳導(dǎo)及反射功能異常，膈神經(jīng)興奮而導(dǎo)致膈肌痙攣[8]。打嗝癥狀持續(xù)48 h 不能自行緩解，間斷反復(fù)發(fā)作者為頑固性呃逆[9]。本例患者打嗝發(fā)作有周期性， 無(wú)任何誘發(fā)因素發(fā)作， 發(fā)作15 d 間歇15 d 再次發(fā)作15 d，周期性發(fā)作，傳統(tǒng)針灸治療無(wú)效，目前尚未查到有發(fā)作相同規(guī)律的病例。既往文獻(xiàn)證實(shí)針灸對(duì)頑固性呃逆治療效果較好，但是對(duì)于本案例效果不佳，其原因還有待進(jìn)一步研究。 本案例中采取了呼吸訓(xùn)練來(lái)緩解膈肌痙攣， 訓(xùn)練2 周后效果不理想，訓(xùn)練3 周后膈肌痙攣嚴(yán)重程度得到緩解，打嗝時(shí)憋氣狀況緩解，口緊緩解并可主動(dòng)張口1.5 cm。 劉曦等[10]2012 年的研究中也證實(shí)了呼吸訓(xùn)練可緩解膈肌痙攣。

通過(guò)對(duì)本例患者實(shí)施口面部運(yùn)動(dòng)療法，包括下頜關(guān)節(jié)擠壓、保持、牽伸等運(yùn)動(dòng)療法刺激患者本體感受器沖動(dòng)，逐漸活化神經(jīng)元，進(jìn)而促使肌肉放松-收縮及口面部運(yùn)動(dòng)功能得以恢復(fù)[11]。 秦麗[12]證實(shí)點(diǎn)狀重刺激肌腹可通過(guò)神經(jīng)肌肉控制機(jī)制降低肌張力，而刺激肌腱降低肌張力的機(jī)制與神經(jīng)肌肉控制無(wú)關(guān)，很可能是其他途徑產(chǎn)生降低肌張力的效果。本例患者通過(guò)頸部放松訓(xùn)練、面部肌肉按摩和膈肌按摩收到了一定的緩解效果。 該患者主動(dòng)張口1.5 cm 后使用實(shí)物（手指）作為目標(biāo)，張口幅度增大至2.5 cm，使經(jīng)口進(jìn)食成為可能。 患者下頜運(yùn)動(dòng)得到明顯改善，各方向運(yùn)動(dòng)由無(wú)法完成到可充分運(yùn)動(dòng)。

本例患者在第一和第二階段治療后雖然打嗝對(duì)口緊閉程度和進(jìn)食的影響有所緩解，但是影響依然存在，所以第三階段給予了口服巴氯芬治療，巴氯芬為神經(jīng)性傳導(dǎo)抑制劑γ 氨基丁酸（GABA）的衍生物，主要作用于脊髓運(yùn)動(dòng)神經(jīng)元的γ 氨基丁酸受體，其作用機(jī)制為：一方面通過(guò)對(duì)運(yùn)動(dòng)神經(jīng)元的作用抑制膈肌的痙攣；另一方面可能對(duì)中樞產(chǎn)生鎮(zhèn)靜作用和對(duì)呃逆中樞的抑制，從而有效地使頑固性膈肌痙攣中止[13]。 患者獲得了良好療效，實(shí)現(xiàn)了拔除鼻飼管、經(jīng)口進(jìn)食的康復(fù)目標(biāo)。

關(guān)于本病例雙側(cè)咀嚼肌痙攣和周期性膈肌痙攣的發(fā)生機(jī)制還需進(jìn)一步研究，患者出院回家后需做好隨訪工作， 以隨時(shí)關(guān)注回家后的治療效果維持時(shí)間，為將來(lái)此類患者的治療總結(jié)臨床經(jīng)驗(yàn)。