兒童難治性腮腺氣腫1例報道及文獻回顧

葛良玉， 季莉， 陳霖， 李志萍， 顧倩平， 孟箭， 張靜

1.徐州市中心醫(yī)院口腔科，江蘇 徐州（221000）； 2.徐州市中醫(yī)院，江蘇 徐州（221000）； 3.徐州醫(yī)科大學，江蘇徐州（221000）

腮腺氣腫由Hyrtl 于1865 年首次報道，并定義為腮腺系統(tǒng)包括腺體和腮腺導管內(nèi)異常存在的氣腔［1］。腮腺氣腫在臨床上較為罕見，存在誤診、誤判以及治療不當?shù)目赡?。筆者報告1 例難治性腮腺氣腫經(jīng)手術達到根治的病例，并就腮腺氣腫的病因、臨床表現(xiàn)、診斷和治療進行相關文獻回顧。

1 臨床資料

1.1 病史及檢查

患兒，男，10 歲2 個月，因“左面部腫脹1 月余”入院，患兒1 個月前無明顯誘因情況下出現(xiàn)左面部腫脹，外院予以穿刺及壓迫處理，合并抗炎治療2 周，左頰腫脹未見消退，遂來我院就診。門診擬“左面部腫物”收入院，入院時神志清，查體合作，無感冒發(fā)熱畏寒等不適癥狀，睡眠、飲食及二便正常，一般健康狀況良好。否認高血壓、冠心病及糖尿病史，否認有肝炎結核病史，否認有青霉素等藥物過敏史，否認手術外傷史，無輸血史?；純杭韧心X癱伴癲癇病史10 年余，自服奧卡西平片0.3 g，bid，訴控制良好?；純荷L發(fā)育及營養(yǎng)狀況一般，體質量25.5 kg。入院時?？茩z查：面部表情正常，左耳屏前區(qū)廣泛腫脹（圖1a），范圍約3.0 cm×2.5 cm，界不清，質軟，無觸壓痛?？趦?nèi)檢查示：混合牙列，咬合關系正常，54、65 乳磨牙深齲，無牙列缺損。三對大涎腺導管口無紅腫，擠壓左側腮腺，導管口未見明顯分泌物（圖1b），右側腮腺分泌液清亮。雙側顳下頜關節(jié)區(qū)無紅腫，無凹陷，雙側活動對稱，未及彈響，開口型正常，無絞鎖。

患者入院后完善腮腺MRI 平掃：左側咬肌腫脹，外側低信號，積氣（圖2a），可見腮腺導管由氣腔內(nèi)穿行（圖2b、2c），氣腔周圍腺體組織炎性表現(xiàn)（圖2d），左側腮腺導管擴張（圖2e、2f）。

Figure 1 Preoperative images of a patient with pneumoparotid圖1 腮腺氣腫患者術前照

行左腮腺唾液腺造影：左側腮腺主導管充盈良好，未見明顯狹窄及充盈缺損，分支導管粗細不均，腺泡不同程度擴張，左側腮腺腫脹（圖3a），左側腮腺下方示囊樣低密度影，邊緣光滑，未見造影劑充盈（圖3b），腮腺導管由氣腔內(nèi)穿行（圖3c），20 min 后再次攝片腮腺導管內(nèi)未見造影劑殘留（圖3d）。行細針穿刺檢查，注射器僅能抽吸出氣體，約5 mL，穿刺抽吸后左面部腫物塌陷?？谇还臍鈺r，左腮腺區(qū)再次隆起。結合穿刺及影像學檢查，考慮為腮腺氣腫。

1.2 治療

與患兒家屬溝通治療方案，包括：①保守抗炎治療；②局部穿刺后繼續(xù)行加壓包扎，結合抗炎治療；③手術行腮腺淺葉部分切除術及腮腺導管結扎術。

經(jīng)溝通后行左腮腺氣腫穿刺抽吸后立即使用彈性繃帶加壓包扎左腮腺區(qū)，持續(xù)加壓2 d 后見左腮腺區(qū)腫脹變化不顯，遂再次穿刺抽吸并行加壓包扎，術程中予患兒對癥抗炎治療，持續(xù)加壓包扎3 d 后患兒左腮腺腫脹未緩解。

考慮保守治療無效，與患兒家屬再次溝通后決定行手術治療。排除麻醉及手術禁忌，于入院第6 天靜吸復合全麻下行“腮腺淺葉部分切除術+腮腺導管結扎術+面神經(jīng)解剖術”。手術順利，術中見左腮腺導管粗大，氣腔無明顯囊壁樣結構。術后病理示：（左腮腺）氣腫伴周圍慢性化膿性炎（圖4）。術后繃帶加壓，術后第2 天拔除左腮腺負壓引流管，術后第8 天，患兒一般情況可，左腮腺區(qū)術創(chuàng)愈合良好，拆除加壓繃帶后左腮腺無腫脹，觸診無腫塊及積氣，腮腺氣腫得到根治，患兒順利出院。

Figure 2 Preoperative MRI imaging of a patient with pneumoparotid圖2 腮腺氣腫患者術前MRI 影像資料

Figure 3 Preoperative salivary gland angiography of a patient with pneumoparotid圖3 腮腺氣腫患者術前唾液腺造影影像資料

Figure 4 Intraoperative air cavity image and postoperative pathological image of a patient with pneumoparotid圖4 腮腺氣腫患者術中氣腔圖像和術后病理圖片

2 討 論

腮腺氣腫是一種罕見的腮腺腫大，常合并皮下氣腫，并延伸到周圍的頸面部皮下組織［2］，導致腮腺區(qū)腫脹。腮腺氣腫的發(fā)生通常由空氣和唾液通過腮腺導管逆行注入次級導管和腺泡所致［3］。頰肌張力減退、咬肌肥大或黏液暫時阻塞腮腺導管被認為是可能的危險因素［1］。Gazia 等［4］在總結既往的腮腺氣腫文獻報告后發(fā)現(xiàn)，腮腺氣腫的病因構成為：非自主鼓頰動作引起的腫脹（53.7%）、特發(fā)性病例（24.1%）、醫(yī)源性原因（16.6%）、慢性支氣管炎患者（5.5%）。

口腔固有的一些解剖學因素通?？深A防空氣和唾液通過腮腺導管逆行進入腮腺，這些因素包括：①導管口鄰近上頜第二磨牙，呈狹縫狀，周圍存在黏膜皺襞環(huán)繞，當口腔內(nèi)壓力增加時，黏膜皺襞可覆蓋管口；②導管口直徑小于導管本身直徑；③口腔壓力增加時，頰肌收縮進一步壓縮導管［5］。這些解剖結構的異常，如腮腺導管擴張、頰肌無力或咬肌肥大，可能會誘發(fā)腮腺氣腫［6］。正?？谇粌?nèi)呼氣壓力為2～3 mmHg，吹玻璃和吹小號時口腔內(nèi)壓力可增140～150 mmHg［7］。由壓縮空氣驅動的牙科器械可能會使口腔內(nèi)壓力增加60～65 mmHg［8］。口腔內(nèi)壓力急劇增加時可能會突破腮腺的正常保護機制而致空氣和唾液逆行進入導管系統(tǒng)。此外，醫(yī)源性因素除牙科因素（55.5%）外，還包括持續(xù)氣道正壓通氣（continuous positive airway pressure，CPAP）的使用（33.4%）和肺活量測定（11.1%）［4,9-10］。

輕癥腮腺氣腫患者經(jīng)常不能自主發(fā)現(xiàn)，臨床上常表現(xiàn)為慢性病程，出現(xiàn)間歇性腮腺腫脹，伴或不伴疼痛。文獻報道，臨床檢查可以發(fā)現(xiàn)腮腺導管乳頭腫脹，按壓腮腺可見腮腺導管冒出泡沫狀唾液［6,11］。但該例患兒以不明原因的腮腺腫脹為主要臨床表現(xiàn)，無明顯觸壓痛，患側腮腺導管口未見明顯紅腫，擠壓患側腮腺，導管口未見明顯分泌物，因此筆者認為腮腺導管乳頭腫脹及按壓腮腺見腮腺導管泡沫狀唾液為腮腺氣腫非特異性臨床表現(xiàn)。

腮腺氣腫的診斷主要依靠臨床表現(xiàn)及影像學檢查。影像學檢查可對腮腺氣腫及其并發(fā)癥明確診斷。超聲檢查是頭頸部淺表腫脹首選檢查手段，可以在腮腺區(qū)標記出在腺實質、導管和軟組織中的空氣為高回聲信號。超聲對腮腺氣腫的早期診斷有效［12］，超聲檢查簡單、可靠、無創(chuàng)、經(jīng)濟高效，并可提供實時動態(tài)成像［13］。然而，超聲檢查對氣體的范圍、分布和來源以及深部腔室并發(fā)癥顯像可能并不明顯，在這種情況下，CT 檢查可以顯示腮腺內(nèi)的空氣和相關并發(fā)癥，同時也可以排除潛在的涎石癥［14］。因此，CT 檢查被認為是腮腺氣腫的首選檢查方法［15］。腮腺充氣CT 與簡單CT 相比，可以顯示導管和腺體內(nèi)空氣的輕微變化［16］。磁共振成像可能顯示與并發(fā)癥相關的腮腺信號變化，但空氣可能不容易識別［13］。唾液腺造影通常顯示腮腺導管明顯擴張，但造影檢查存在潛在的并發(fā)癥［6］。近年來，涎腺鏡檢查已成為一種良好的常規(guī)技術和腮腺微創(chuàng)診斷技術，對評估唾液導管系統(tǒng)效果良好［3］。本例患兒因術前經(jīng)過穿刺加壓等診治，對于腮腺氣腫的診斷是明確的，因此入院后未行CT 檢查，而是進行磁共振檢查以明確氣腔周圍炎性浸潤狀況，行唾液腺造影以觀察腮腺各級導管及腺泡影像學表現(xiàn)，以為后續(xù)治療方案制定起到關鍵的輔助作用。

腮腺氣腫急性期治療包括應用抗生素，如果腫脹嚴重，可添加類固醇激素。一般輔助治療手段包括腺體按摩、多飲水、漱口和熱敷等。對于自我誘發(fā)的腮腺氣腫病例，必要時需進行心理治療，以糾正潛在的適應性精神障礙。在嚴重病例或復發(fā)時，有時需要進行手術治療，手術方式包括：腮腺導管結扎術、部分腮腺切除術和腮腺導管改道術等［6,17］。腮腺導管結扎術被認為是治療復發(fā)性或慢性嚴重腮腺感染的金標準。在極少數(shù)情況下需要進行腮腺切除術，通常是在患者依從性不佳、治療失敗或慢性感染的情況下，腮腺切除術是最后的治療手段［18-20］。腮腺切除術是一種有創(chuàng)治療，可能會導致面神經(jīng)損傷、Frey 綜合征、涎瘺、耳大神經(jīng)損傷和瘢痕等并發(fā)癥［21-22］。手術作為難治性腮腺氣腫的最終治療手段，應嚴格把握適應證。

此例患者病史時間長達1 個月余，且經(jīng)抗炎治療、心理干預治療、物理加壓治療等保守治療方案后無效，患者既往腦癱伴癲癇病史，存在非自主性的鼓頰行為，考慮為難治性病例，遂最終采取腮腺導管結扎術及部分腮腺切除術的手術治療方式，達到良好治療效果。

腮腺氣腫是一種非真性病理狀態(tài)，其特征是腮腺導管和腺體中存在空氣。腮腺氣腫最常見的病因是非自主鼓頰，其主要原因是精神障礙。涎腺造影和CT 有助于評估腺體受累程度和結構損傷。腮腺氣腫應根據(jù)每個患者的具體病情選擇合理的治療方案，如果伴有腮腺炎性表現(xiàn)，先行抗生素治療。如果出現(xiàn)皮下氣腫，必須評估患者臨床表現(xiàn)、氣腫大小和復發(fā)率，以避免演變?yōu)榭v隔氣腫。對重癥病例，針吸或手術治療是適合的。對于復發(fā)病例，應考慮更積極的手術治療。同時，應注意行為矯正和心理治療，優(yōu)先解決病因，根據(jù)患者情況全面管理，以減少并發(fā)癥的發(fā)生。

【Author contributions】 Ge LY participated in the data collation and wrote the article. Ji L, Chen L collected the data and search the literature. Li ZP, Gu QP, Meng J, Zhang J determined the framework of the article and revised the article. All authors read and approved the final manuscript as submitted.