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    血管淋巴管畸形誤診為嬰幼兒血管瘤的臨床分析

    2022-11-24 14:54:42張文顯楊伊帆張?zhí)N珍李芳芳
    臨床誤診誤治 2022年2期
    關(guān)鍵詞:淋巴管腫物嬰幼兒

    薛 磊,張文顯,高 陽(yáng),楊伊帆,杜 雅,劉 琪,張?zhí)N珍,李芳芳

    血管淋巴管畸形是由于血管與淋巴管的雙向發(fā)育異常引起的可持續(xù)發(fā)展的脈管畸形,可發(fā)生在身體的任何部位,以頭面部多見(jiàn),血管成分中靜脈成分及毛細(xì)血管成分最為多見(jiàn)[1-2]。血管淋巴管畸形發(fā)病機(jī)制尚未完全清楚,臨床表現(xiàn)不同,以嬰幼兒多見(jiàn),癥狀多樣,尤其是淋巴管畸形(微囊型)伴有血管畸形的情況容易出現(xiàn)誤診。血管淋巴管畸形存在較高的誤診率,可誤診為嬰幼兒血管瘤、淋巴管畸形等多種疾病,其中誤診為嬰幼兒血管瘤發(fā)生率最高。我院2013年5月—2020年5月共收治血管淋巴管畸形11例,其中6例出現(xiàn)誤診,誤診率為54.55%。本研究回顧性分析誤診血管淋巴管畸形患者的臨床資料,旨在探討其誤診原因及防范措施,以降低臨床醫(yī)生對(duì)該病的誤診率。

    1 資料與方法

    1.1一般資料 本組6例中,男2例,女4例;年齡3~8(4.0±1.1)個(gè)月;2例病程2個(gè)月余,合并咖啡斑;1例病程4個(gè)月余,合并動(dòng)脈導(dǎo)管未閉;1例病程6個(gè)月余,有家族史,無(wú)合并癥;另2例病程2個(gè)月余,無(wú)合并癥;病灶部位:頭面部4例,軀干1例,四肢1例;中位住院時(shí)間7 d。

    1.2臨床表現(xiàn) ①3例因出生后即被發(fā)現(xiàn)左側(cè)面部、右側(cè)頸部、左側(cè)臀部青紫色腫物就診,因患兒年齡小,未予診治,隨患兒生長(zhǎng)發(fā)育,腫物漸生長(zhǎng),就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院。查體:局部腫物,大小分別為5.0 cm×3.5 cm、3.5 cm×3.5 cm、7.0 cm×6.0 cm,皮溫高于正常,無(wú)壓痛、滲出、破潰情況;無(wú)局部活動(dòng)受限。B超檢查提示:腫物局部可見(jiàn)血流信號(hào),大小分別為5.5 cm×4.0 cm×1.5 cm、4.5 cm×3.7 cm×2.0 cm、7.0 cm×6.5 cm×2.5 cm,內(nèi)可見(jiàn)低回聲區(qū)域。臀部病灶患兒凝血功能檢查異常(血漿纖維蛋白原1.7 g/L,正常參考范圍:2~4 g/L)。②2例因出生后2周和1個(gè)月時(shí)被發(fā)現(xiàn)左側(cè)頸部和背部青紫色腫物就診,患兒家屬述變換體位壓迫腫物時(shí)患兒哭鬧,考慮和局部疼痛相關(guān)。查體:左側(cè)頸部、背部腫物,大小分別為5.0 cm×5.0 cm和8.0 cm×8.0 cm,腫物顏色青紫,表面可見(jiàn)毛細(xì)血管,皮溫高于正常,局部無(wú)出血、破潰,壓痛不明顯。B超檢查提示:左側(cè)頸部、背部腫物,大小分別為4.5 cm×5.7 cm×2.5 cm、7.0 cm×8.5 cm×2.5 cm,頸部腫物和深部組織關(guān)系密切,邊界不清,氣管稍受壓向右側(cè)移位,內(nèi)可見(jiàn)血流信號(hào);背部腫物與周?chē)M織邊界欠清,內(nèi)可見(jiàn)血流信號(hào)。左側(cè)頸部腫物患兒肝功能異常(丙氨酸轉(zhuǎn)氨酶62 U/L,正常參考范圍:0~40 U/L;天冬氨酸轉(zhuǎn)氨酶55 U/L,正常參考范圍:0~40 U/L)。③1例因出生后1個(gè)月被發(fā)現(xiàn)舌體青紫色腫物,表面散在顆粒樣增生,隨患兒年齡增長(zhǎng)病灶較前稍增大。查體:舌體腫脹,表面顏色青紫,可見(jiàn)散在顆粒樣增生,無(wú)出血、破潰情況,舌體活動(dòng)無(wú)明顯受限。MRI檢查提示:病灶位于舌體及黏膜下。B超提示:異?;芈晥F(tuán)塊,以低回聲為主,內(nèi)可見(jiàn)血流信號(hào)。血常規(guī):血紅蛋白低于正常值(血紅蛋白96 g/L,正常參考范圍:110~150 g/L)。

    1.3誤診疾病 本組6例經(jīng)B超及MRI檢查表現(xiàn)為局部軟組織腫物,皮溫高,均誤診為嬰幼兒血管瘤,其中外院皮膚科誤診4例,外院整形外科誤診1例,我院整形外科誤診1例;誤診時(shí)間2~6(3.0±0.8)個(gè)月。

    1.4確診及治療 本組6例以“局部青紫色腫物,漸生長(zhǎng)”就診。外院或我院診斷為嬰幼兒血管瘤后,規(guī)律口服普萘洛爾等藥物治療,但效果欠佳,病情無(wú)明顯好轉(zhuǎn),甚至病情加重,經(jīng)進(jìn)一步穿刺及病理檢查明確診斷為血管淋巴管畸形。本組6例確診后5例給予影像引導(dǎo)下聚多卡醇局部注射硬化治療,1個(gè)月復(fù)查1次,根據(jù)患兒情況可再次局部注射聚多卡醇,經(jīng)2~5次治療后5例獲得滿(mǎn)意的效果。1例因病灶范圍廣,累及重要組織,給予局部硬化治療效果不佳后口服西羅莫司治療[3-4],西羅莫司給藥劑量為0.8 mg/m2,治療期間監(jiān)測(cè)西羅莫司血藥濃度,控制在5~10 ng/ml,用藥期間注意觀察不良反應(yīng)及預(yù)防感染,3~6個(gè)月后復(fù)查B超及MRI提示病情顯著改善。目前3例尚在隨訪(fǎng)中,3例失訪(fǎng)。

    2 討論

    2.1臨床特點(diǎn) 血管異常根據(jù)病變的臨床表現(xiàn)及生物學(xué)特性可分為血管源性腫瘤和血管畸形2類(lèi)。前者以血管內(nèi)皮細(xì)胞增生為特點(diǎn),繼而引起血流動(dòng)力學(xué)改變;而血管畸形則是血管的發(fā)育不良,血管內(nèi)皮細(xì)胞無(wú)明顯增生。血管淋巴管畸形則屬于后者,是一種先天性血管及淋巴管發(fā)育畸形。國(guó)際血管畸形研究協(xié)會(huì)將血管畸形根據(jù)流量分為低流量型和高流量型,根據(jù)血管成分又分為單純型和復(fù)合型[5]。血管淋巴管畸形是低流量型、復(fù)合型中的亞型之一。淋巴管畸形常在患兒出生后或出生后的短時(shí)間內(nèi)起病且進(jìn)展緩慢,多見(jiàn)于嬰幼兒,一般2歲以?xún)?nèi)會(huì)被發(fā)現(xiàn)診斷,好發(fā)于頭頸部、腹股溝區(qū)、腋窩、腸系膜、后腹膜。血管淋巴管畸形不會(huì)發(fā)生遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移,主要是以生長(zhǎng)侵犯周?chē)M織為主。至今未見(jiàn)血管淋巴管畸形可自行消退報(bào)道。本組6例年齡3~8(4.0±1.1)個(gè)月,均有局部腫物,且病情發(fā)展符合血管淋巴管畸形的特點(diǎn)。血管淋巴管畸形是以血管成分為主,且與淋巴管相混合的脈管畸形,血管一般是靜脈及毛細(xì)血管,當(dāng)多種因素作用后有可能出現(xiàn)靜脈破裂形成囊內(nèi)出血[6-7]。本病的發(fā)病機(jī)制目前尚未完全闡明,但大多數(shù)脈管畸形是由生殖細(xì)胞種系突變和(或)體細(xì)胞突變引起的。毛細(xì)血管畸形與體細(xì)胞GNAQ基因pArg183Gn突變有關(guān)。靜脈畸形、靜脈-毛細(xì)血管畸形是由編碼TEK基因的內(nèi)皮受體酪氨酸激酶TIE2突變引起的,突變位于細(xì)胞內(nèi)酪氨酸激酶中、激酶插入點(diǎn)或羧基末端尾部,導(dǎo)致氨基酸取代C末端過(guò)早終止的密碼子,在無(wú)配體的情況下,可誘導(dǎo)TIE2受體磷酸化。雖然相同的基因突變可引起淋巴管畸形和靜脈畸形,但細(xì)胞起源不同。西羅莫司是mTOR通路靶點(diǎn)抑制劑,對(duì)含有淋巴管成分的病灶反應(yīng)良好,可成為潛力最大的候選治療藥物[8]。

    2.2診斷與鑒別診斷 隨著診斷技術(shù)的發(fā)展,尤其是B超、MRI等影像技術(shù)及穿刺病理檢查技術(shù)的發(fā)展,血管淋巴管畸形的診斷準(zhǔn)確度已得到很大提高。血管淋巴管畸形B超檢查一般提示為不均質(zhì)混合回聲團(tuán)塊,邊界欠清,內(nèi)有血流信號(hào);MRI檢查一般提示T2高信號(hào)影,局部增厚軟組織團(tuán)塊,異常信號(hào)。本組6例均在診斷和治療前后進(jìn)行了影像學(xué)檢查,明確病灶性質(zhì)、大小、與周?chē)M織關(guān)系。在眾多影像學(xué)檢查方法中,MRI檢查無(wú)疑是最好的選擇,也是幫助最大的非侵入式檢查,可提供多平面成像功能和明顯的軟組織對(duì)比度,是評(píng)估和顯示血管淋巴管畸形病灶的首選檢查方法[9]。普通MRI檢查有時(shí)對(duì)異常增高的T2信號(hào)邊緣區(qū)顯示能力較差,選用增強(qiáng)MRI檢查更利于顯影,并且利于顯示含血管的病灶。位于胸壁的血管淋巴管畸形病灶加強(qiáng)CT較加強(qiáng)MRI檢查對(duì)于診斷的幫助更大。另外,還可以通過(guò)穿刺病灶抽出淡黃色透明淋巴管液明確淋巴管成分,抽出血液時(shí)可進(jìn)一步行造影檢查明確血管成分,病理檢查是確診本病的金標(biāo)準(zhǔn)。本組6例符合上述影像學(xué)檢查標(biāo)準(zhǔn),并經(jīng)病理檢查明確診斷。血管淋巴管畸形易誤診為嬰幼兒血管瘤、淋巴管畸形。本組6例全部誤診為嬰幼兒血管瘤,二者可以從發(fā)病時(shí)間、生長(zhǎng)速度、病變皮膚溫度、瘤體質(zhì)地、病變周?chē)つw淺靜脈擴(kuò)張或皮膚角化情況、瘤體穿刺造影、口服普萘洛爾治療效果等幾個(gè)方面進(jìn)行鑒別。嬰幼兒血管瘤多在出生后1周~1個(gè)月出現(xiàn),多有快速增生期,一般3~6個(gè)月時(shí)生長(zhǎng)速度顯著增快,病變區(qū)皮膚正?;蚵晕⒃龈?,瘤體質(zhì)地多為較致密的團(tuán)塊且加壓無(wú)明顯變小,或者變小不明顯,病變周?chē)鸁o(wú)明顯皮膚淺靜脈擴(kuò)張或局部皮膚角化的情況,造影瘤體類(lèi)圓形,回流靜脈不顯影或正常;口服普萘洛爾治療有效。而血管淋巴管畸形多在出生時(shí)出現(xiàn),畸形病變均緩慢持續(xù)增大,質(zhì)地軟,加壓腫塊縮小,減壓充盈,常見(jiàn)多條充盈擴(kuò)張的淺靜脈或局部可見(jiàn)皮膚角化情況,穿刺可以抽出淋巴管液和血液的混合液體,造影瘤體染色不規(guī)則,回流靜脈增粗畸形;口服普萘洛爾治療無(wú)效。影像學(xué)檢查方面,相對(duì)于血管瘤,血管淋巴管畸形可見(jiàn)血流信號(hào)相對(duì)較少。病理檢查是鑒別嬰幼兒血管瘤及血管淋巴管畸形的金標(biāo)準(zhǔn),嬰幼兒血管瘤的主要鏡下表現(xiàn)為分葉狀排列的不成熟毛細(xì)血管浸潤(rùn)性生長(zhǎng)但不破壞皮膚固有間質(zhì)成分,如神經(jīng)纖維、汗腺及涎腺等。血管淋巴管畸形主要表現(xiàn)為擴(kuò)張的不規(guī)則管腔,但是未見(jiàn)核分裂象,管腔內(nèi)存在紅細(xì)胞,可見(jiàn)血栓機(jī)化;同時(shí)可見(jiàn)不規(guī)則擴(kuò)張的淋巴管囊腔并且內(nèi)襯內(nèi)皮細(xì)胞,其中部分管腔內(nèi)含紅染漿液,并伴有局灶多核巨細(xì)胞;其中部分管壁出現(xiàn)淋巴細(xì)胞以及平滑肌聚集。病理免疫組織化學(xué)檢查方面,嬰幼兒血管瘤Glut1陽(yáng)性,而血管淋巴管畸形Glut1為陰性、D2-40陽(yáng)性[10-12]。血管淋巴管畸形和單純淋巴管畸形的鑒別診斷中,血管淋巴管畸形的皮溫高于正常,穿刺檢查時(shí)可抽出淋巴管液和血液的混合液體,而單純淋巴管畸形可抽出黃色透明淋巴管液;病理檢查可進(jìn)一步幫助明確診斷。

    2.3治療及預(yù)后 血管淋巴管畸形的治療方法多種多樣,包括口服藥物治療、介入硬化治療、手術(shù)治療、半導(dǎo)體激光治療、激光光纖消融治療等[13-14]?,F(xiàn)今主流的治療方法為介入硬化治療,大部分患兒可以獲得滿(mǎn)意的效果,對(duì)于個(gè)別位置特殊或?qū)τ谟不委煵幻舾械难芰馨凸芑慰梢钥诜髁_莫司治療。本組6例經(jīng)過(guò)局部硬化治療及口服藥物治療,獲得滿(mǎn)意效果,能控制病情發(fā)展,改善局部癥狀。

    2.4誤診原因分析 ①臨床表現(xiàn)無(wú)特異性,嬰幼兒血管瘤和血管淋巴管畸形臨床表現(xiàn)有相似之處,嬰幼兒血管瘤常在出生后或出生后1個(gè)月內(nèi)被發(fā)現(xiàn),表現(xiàn)為局部青色或青紫色腫物,具有快速生長(zhǎng)趨勢(shì)等特點(diǎn)[15-18];血管淋巴管畸形多有嬰幼兒血管瘤相似的臨床表現(xiàn),只是程度不同,加之?huà)胗變貉芰鲈谂R床上極為常見(jiàn),所以容易誤診。本組6例均在出生后被發(fā)現(xiàn),表現(xiàn)為局部青紫色腫物,且有病情發(fā)展趨勢(shì),與嬰幼兒血管瘤極為相似。②醫(yī)生對(duì)于該病缺乏認(rèn)識(shí),對(duì)于疾病的概念混淆不清,尤其是基層衛(wèi)生機(jī)構(gòu)醫(yī)務(wù)人員對(duì)于嬰幼兒血管瘤、靜脈畸形、動(dòng)靜脈畸形等概念并不清楚[19]。本組有2例在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院診斷草莓狀血管瘤后到我院診治。③低年資醫(yī)生經(jīng)驗(yàn)不足,對(duì)于嬰幼兒血管瘤、血管淋巴管畸形等的鑒別診斷不當(dāng),易發(fā)生誤診[20-22]。本組有2例因接診醫(yī)生工作時(shí)間短、經(jīng)驗(yàn)不足,對(duì)嬰幼兒血管瘤和血管淋巴管畸形鑒別能力有限,未仔細(xì)詢(xún)問(wèn)病史并且未能及時(shí)進(jìn)行相關(guān)影像學(xué)檢查,導(dǎo)致誤診。④未能進(jìn)行早期病理檢查,延誤診斷。本組有1例家境貧困,當(dāng)接診醫(yī)生擬行病理檢查明確診斷時(shí)被拒絕,因此未能找到確診證據(jù),延誤診斷治療。

    2.5防范誤診措施 ①臨床醫(yī)生應(yīng)加強(qiáng)對(duì)血管淋巴管畸形及其相關(guān)疾病的了解和學(xué)習(xí),掌握血管淋巴管畸形的臨床表現(xiàn)及診斷要點(diǎn),仔細(xì)進(jìn)行鑒別診斷,必要時(shí)完善相關(guān)檢查,以利于明確診斷。②臨床醫(yī)生接診局部腫物,色青紫,皮溫稍高的患兒時(shí),應(yīng)開(kāi)拓思維,盡可能的詳細(xì)詢(xún)問(wèn)病史和病程,重視患兒伴隨的癥狀,全面體格檢查,仔細(xì)分析病情,不能單憑患兒家屬主訴和簡(jiǎn)單檢查進(jìn)行診斷。③及時(shí)完善相關(guān)影像學(xué)及病理檢查,有利于本病的明確診斷。

    綜上所述,對(duì)于患兒出生后即發(fā)現(xiàn)的青色或青紫色腫物,應(yīng)警惕血管淋巴管畸形可能,要及早行相關(guān)影像學(xué)或病理檢查,以盡早明確診斷。另外,對(duì)于低年資醫(yī)生應(yīng)加強(qiáng)血管淋巴管畸形和嬰幼兒血管瘤相關(guān)知識(shí)的培訓(xùn),開(kāi)拓思維,以減少該病誤診誤治。

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