黑尿病性骨關(guān)節(jié)炎1例

張永明，朱少兵，鄭曉東，葉 鋒，陳宏澤，姚光校，單壟宇

患者，女，67歲，因左髖、左膝部疼痛4年加重半年入院。查體：脊柱后凸畸形、僵硬，前屈、后伸及側(cè)彎明顯受限，無雙下肢麻木；左膝關(guān)節(jié)輕度外翻畸形，屈曲90°、伸直30°，伸直受限，下肢感覺正常，血運(yùn)良好，HSS評(píng)分40分；左髖關(guān)節(jié)活動(dòng)受限，屈曲70°、后伸5°、外旋10°、內(nèi)旋5°、內(nèi)收10°、外展15°，托馬斯征陽性，“4”字試驗(yàn)陽性，Harris評(píng)分43分。實(shí)驗(yàn)室檢查：新鮮尿?yàn)闇\黃色，靜置3 h后尿液逐漸變成褐黃色，6 h后變成深褐色(見圖1A、B)。血常規(guī)、C-反應(yīng)蛋白、紅細(xì)胞沉降率、尿常規(guī)、人類白細(xì)胞抗原-B27、類風(fēng)濕因子、抗鏈“O”均未見異?；蜿幮?。術(shù)前肩關(guān)節(jié)CT(見圖1C)顯示：兩側(cè)肩關(guān)節(jié)骨質(zhì)增生，關(guān)節(jié)面下骨密度不均；胸腰椎X線片、CT(見圖1D、E)顯示：胸腰椎后凸畸形，椎間隙普遍狹窄，可見多個(gè)椎間盤彌漫鈣化影，軟骨終板周圍密度增高影，呈“夾心薄餅樣”，椎體邊緣骨質(zhì)增生，邊緣唇樣改變；膝關(guān)節(jié)X線片(見圖1F)顯示：左膝關(guān)節(jié)骨質(zhì)增生，關(guān)節(jié)面骨質(zhì)硬化，關(guān)節(jié)間隙狹窄。

圖1 患者病例資料 A、B.依次為尿液靜置3 h后(褐黃色)、6 h后(深褐色)；C.術(shù)前肩關(guān)節(jié)CT，顯示兩側(cè)肩關(guān)節(jié)骨質(zhì)增生，關(guān)節(jié)面下骨密度不均；D、E.術(shù)前胸腰椎X線片、CT，顯示胸腰椎后凸畸形，椎間隙狹窄，椎間盤鈣化影，軟骨終板密度增高影，呈“夾心薄餅樣”，椎體邊緣骨質(zhì)增生，呈唇樣改變，形成骨橋；F.術(shù)前膝關(guān)節(jié)X線片，顯示左膝關(guān)節(jié)骨質(zhì)增生，關(guān)節(jié)面骨質(zhì)硬化，關(guān)節(jié)間隙狹窄；G.左側(cè)全膝關(guān)節(jié)置換術(shù)中見關(guān)節(jié)內(nèi)滑膜增生，股骨兩側(cè)髁、髕骨、脛骨平臺(tái)軟骨呈黑色，滑膜呈黑色；H.左膝關(guān)節(jié)術(shù)后病理切片(HE×200)，顯示色素性絨毛結(jié)節(jié)樣滑膜炎及色素沉著，局部淋巴細(xì)胞聚集；I.左側(cè)全髖關(guān)節(jié)置換術(shù)中見左髖關(guān)節(jié)面軟骨、股骨頭軟骨、關(guān)節(jié)囊及髖臼緣伴黑色素沉著；J.左髖關(guān)節(jié)術(shù)后病理切片(HE×200)，顯示慢性滑膜炎伴異物反應(yīng)，周圍組織間見大量色素沉著；K.左側(cè)全膝關(guān)節(jié)置換術(shù)后10個(gè)月X線片，顯示假體位置良好；L.左側(cè)全髖關(guān)節(jié)置換術(shù)后6個(gè)月X線片，顯示假體位置良好

患者于2020年6月30日在全身麻醉下行左側(cè)全膝關(guān)節(jié)置換術(shù),術(shù)中見關(guān)節(jié)內(nèi)骨質(zhì)增生，滑膜增生，股骨兩側(cè)髁、髕骨、脛骨平臺(tái)軟骨呈黑色，滑膜呈黑色(見圖1G)。術(shù)后病理報(bào)告(見圖1H)：色素性絨毛結(jié)節(jié)樣滑膜炎及色素沉著，局部淋巴細(xì)胞聚集。2020年10月20日在硬膜外麻醉下行左側(cè)全髖關(guān)節(jié)置換術(shù)，術(shù)中見左髖關(guān)節(jié)面軟骨、股骨頭軟骨、關(guān)節(jié)囊及髖臼緣伴黑色素沉著(見圖1I)。術(shù)后病理報(bào)告(見圖1J)：慢性滑膜炎伴異物反應(yīng)，周圍組織間見大量色素沉著。綜合患者病史、臨床表現(xiàn)、實(shí)驗(yàn)室檢查、影像學(xué)檢查、術(shù)中發(fā)現(xiàn)及術(shù)后病理學(xué)檢查，診斷為：① 黑尿??；② 黑尿病性膝關(guān)節(jié)炎；③ 黑尿病性髖關(guān)節(jié)炎。術(shù)后患者恢復(fù)良好，左側(cè)膝關(guān)節(jié)置換術(shù)后1、4、10個(gè)月，患者HSS評(píng)分依次為62、78、86分;術(shù)后10個(gè)月X線片顯示假體位置良好(見圖1K)。左側(cè)全髖關(guān)節(jié)置換術(shù)后3、6個(gè)月,患者Harris評(píng)分依次為72、90分;術(shù)后6個(gè)月X線片顯示假體位置良好(見圖1L)。