永存坐骨動(dòng)脈瘤伴血栓形成導(dǎo)致急性下肢動(dòng)脈缺血1例

萬 嘉， 侯 毅， 侯麗娟， 楊國(guó)凱， 李國(guó)劍， 馬振桓， 杜玲娟， 李兆祥， 楊 鏞

1 臨床資料

患者女，45歲。因“左下肢疼痛伴發(fā)涼7 h”于2020年4月18日入院。12年前患者曾因胸主動(dòng)脈夾層在外院行腔內(nèi)支架修復(fù)術(shù)，有高血壓病史，入院前血壓控制良好。體格檢查：左下肢皮溫發(fā)涼，皮色蒼白，左股動(dòng)脈搏動(dòng)可觸及，左腘動(dòng)脈、足背及脛后動(dòng)脈搏動(dòng)未觸及。實(shí)驗(yàn)室指標(biāo)：D-二聚體為31.8 μg/mL，血肌紅蛋白、血肌酐、血鉀均正常。下肢血管彩超提示：左側(cè)股淺動(dòng)脈變細(xì)，左側(cè)腘動(dòng)脈血栓形成。胸腹主動(dòng)脈及雙下肢動(dòng)脈CTA提示：胸主動(dòng)脈支架植入，腹主動(dòng)脈及雙髂動(dòng)脈夾層，左側(cè)臀下動(dòng)脈管腔增粗，其內(nèi)血栓形成，左股淺動(dòng)脈、腘動(dòng)脈管腔閉塞。仔細(xì)分析CTA后，發(fā)現(xiàn)患者為雙側(cè)永存坐骨動(dòng)脈（persistent sciatic artery，PSA），左側(cè)永存坐骨動(dòng)脈瘤伴血栓形成，左側(cè)股動(dòng)脈發(fā)育不良（圖1）。手術(shù)方案先以置管溶栓開通左側(cè)PSA恢復(fù)下肢供血，再行永存坐骨動(dòng)脈瘤手術(shù)治療。入路選擇右側(cè)股動(dòng)脈，翻山進(jìn)入患者左側(cè)PSA，留置Unifuse溶栓導(dǎo)管（美國(guó)Angio Dynamics公司），尿激酶100萬U/24 h，同時(shí)持續(xù)普通肝素泵入，溶栓48 h后患者下肢疼痛癥狀改善，皮溫升高與對(duì)側(cè)一致，左側(cè)腘動(dòng)脈、足背動(dòng)脈搏動(dòng)恢復(fù)。溶栓過程中，患者D-二聚體下降至10.3 μg/mL，肌紅蛋白、肌酐、血鉀均在正常范圍，未出現(xiàn)肉眼血尿。溶栓完成后造影顯示左側(cè)PSA血流通暢，動(dòng)脈瘤樣擴(kuò)張，測(cè)量瘤體近端正常段血管直徑約為9 mm，遠(yuǎn)端血管直徑約為8 mm，選用Viabahn支架（美國(guó)Gore公司）11 mm×100 mm、10 mm×150 mm各1枚，支架放大率約為20%，分別放置于血管近遠(yuǎn)端，術(shù)后瘤體不顯影，無內(nèi)漏（圖2）。隨訪至術(shù)后16個(gè)月，CTA復(fù)查覆膜支架無狹窄、無變形，下肢血流通暢（圖3）。

圖1 患者術(shù)前雙下肢CT血管成像檢查

圖2 腔內(nèi)治療術(shù)中造影

圖3 術(shù)后16個(gè)月雙下肢CT血管成像檢查

2 討論

PSA是一種罕見的先天性血管異常，于1832年由Green［1］報(bào)道，發(fā)病率為0.025%～0.06%［2］。在胚胎早期階段，坐骨動(dòng)脈是臍動(dòng)脈分支，是下肢主要供血?jiǎng)用}。胚胎發(fā)育第3個(gè)月起，股淺動(dòng)脈逐漸發(fā)育成為下肢主要供血?jiǎng)用}，坐骨動(dòng)脈退化臀下動(dòng)脈，臍動(dòng)脈也退化為髂內(nèi)動(dòng)脈。若坐骨動(dòng)脈未退化或退化不完全并繼續(xù)參與下肢供血，則稱為PSA［3］。

14.3%～44%的PSA患者可形成動(dòng)脈瘤樣擴(kuò)張，可導(dǎo)致血栓形成、動(dòng)脈栓塞，甚至瘤體破裂等嚴(yán)重并發(fā)癥，同時(shí)也可伴有搏動(dòng)性腫塊和坐骨神經(jīng)壓迫等癥狀［4］。永存性坐骨動(dòng)脈瘤形成的病理生理尚不清楚，推測(cè)與血管先天發(fā)育異常以及動(dòng)脈走行部位特殊所導(dǎo)致的長(zhǎng)期壓力性損傷有關(guān)。由于該病較為罕見，若臨床醫(yī)師缺乏對(duì)此病的認(rèn)識(shí)，將其誤診為單純髂內(nèi)動(dòng)脈病變，直接行動(dòng)脈瘤切除或者栓塞術(shù)，可導(dǎo)致嚴(yán)重后果。

較為經(jīng)典的PSA分型是根據(jù)坐骨動(dòng)脈及股淺動(dòng)脈是否完整分為5型。Ⅰ型：完整的坐骨動(dòng)脈和完整的股淺動(dòng)脈；Ⅱ型：完整的坐骨動(dòng)脈和不完整的股淺動(dòng)脈；Ⅲ型：不完整的坐骨動(dòng)脈（僅有近心端）和完整的股淺動(dòng)脈；Ⅳ型：不完整的坐骨動(dòng)脈（僅有遠(yuǎn)心端）和完整的股淺動(dòng)脈；Ⅴ型：起源于骶正中動(dòng)脈的坐骨動(dòng)脈；這種分型臨床使用較為繁瑣［5-6］。Bower等［7］提出的分型方法更為簡(jiǎn)潔實(shí)用，完全型：下肢的主要血供來源于PSA，一般伴有股淺動(dòng)脈發(fā)育不良，股淺動(dòng)脈僅達(dá)大腿水平；不完全型：PSA發(fā)育不良并僅達(dá)大腿水平，下肢的主要血供來源于股淺動(dòng)脈。坐骨動(dòng)脈瘤的治療應(yīng)根據(jù)永存坐骨動(dòng)脈的分型進(jìn)行區(qū)分，如為不完全型，可手術(shù)行動(dòng)脈瘤切除或介入行動(dòng)脈瘤栓塞；如為完全型，需保留坐骨動(dòng)脈對(duì)下肢的血供，可行動(dòng)脈瘤切除+人工血管或自體血管轉(zhuǎn)流術(shù)，或者行覆膜支架腔內(nèi)隔絕術(shù)。本例患者左下肢為完全型PSA伴瘤樣擴(kuò)張及血栓形成，在開通血管同時(shí)還要保留坐骨動(dòng)脈對(duì)下肢的供血。由于坐骨動(dòng)脈解剖位置較深，行開放手術(shù)創(chuàng)傷大、操作復(fù)雜，使用覆膜支架腔內(nèi)隔絕術(shù)治療完全型永存坐骨動(dòng)脈瘤，可得到較好的臨床效果及中遠(yuǎn)期通暢率［8-9］。對(duì)本例患者選擇行介入置管溶栓及覆膜支架隔絕術(shù)。在使用覆膜支架治療完全型PSA的病例報(bào)道中，約有60%的病例使用了Viabahn［10-11］。由于病例報(bào)道的例數(shù)較少，并沒有總結(jié)支架通暢率。目前報(bào)道的使用Viabahn最長(zhǎng)的支架通暢時(shí)間為48個(gè)月［12］。也有學(xué)者認(rèn)為Viabahn支撐力 較差，選 用美敦力 公 司Endurant支 架 的 髂 支［13］。但 根 據(jù) 筆 者 經(jīng) 驗(yàn)，Viabahn為了保證其柔順性，在支架沒有彎曲的情況下其抗擠壓能力確實(shí)不強(qiáng)，但在血管迂曲部位，其良好的徑向支撐力可以保證支架不會(huì)嚴(yán)重變形或塌陷，從而保證了良好的通暢性。本例患者術(shù)后隨訪16個(gè)月，支架通暢，但仍需長(zhǎng)期隨訪觀察。