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    泌尿系統(tǒng)吻合性血管瘤臨床特點及診治分析

    2022-11-01 11:26:54易小敏張杰秀譚若蕓居小兵
    中國腫瘤外科雜志 2022年5期
    關(guān)鍵詞:輸尿管腎臟影像學(xué)

    易小敏,張杰秀,譚若蕓,居小兵

    吻合性血管瘤(anastomosing hemangioma,AH)是一種罕見的原發(fā)性良性血管腫瘤,但其影像學(xué)特征與惡性腫瘤相似。AH首次報道于2009年,為6例累及腎臟、腎周脂肪和睪丸的AH,其組織學(xué)特點類似血管肉瘤[1]。隨后其他部位如軟組織、骨骼、精索、卵巢、腎上腺、肝臟、結(jié)腸、小腸和腸系膜、膀胱等也見報道[2-3]。AH患者多無明顯癥狀,部分患者因血尿和腰痛進一步行影像學(xué)檢查而發(fā)現(xiàn)。因AH和惡性腫瘤較難區(qū)分,容易被誤診為惡性腫瘤導(dǎo)致過度治療。本文收集南京醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院收治的術(shù)后病理確診為泌尿系統(tǒng)AH患者的臨床資料,分析總結(jié)AH的臨床特點及診治經(jīng)驗,現(xiàn)報道如下。

    1 資料與方法

    1.1 一般資料 2015年6月至2021年11月我院共收治泌尿系統(tǒng)AH患者10例,其中男性6例,女性4例;年齡40~79歲,平均(56±13)歲;合并高血壓7例,糖尿病3例;腎上腺部位4例,腎臟實質(zhì)部位2例,腎門部位1例,腎盂部位1例,輸尿管部位1例,腹膜后1例;3例因腰痛就診,1例因肉眼血尿就診,6例為體檢發(fā)現(xiàn);輸尿管AH者2年前曾行輸尿管鏡碎石手術(shù)史,4例患者無手術(shù)史。見表1。

    1.2 實驗室、影像學(xué)、病理學(xué)檢查結(jié)果 收集患者術(shù)前血常規(guī)、血生化等實驗室檢查結(jié)果,術(shù)前泌尿系超聲、CT等影像學(xué)檢查資料,統(tǒng)計腫瘤部位、大小、形態(tài),術(shù)后病理檢查結(jié)果。血尿患者、影像學(xué)檢查考慮輸尿管腫瘤及腎盂腫瘤者連續(xù)3 d的尿脫落細胞學(xué)檢查結(jié)果。影像學(xué)檢查考慮為腎上腺源性腫瘤的患者的腎上腺功能檢查結(jié)果。

    1.3 治療方案 收集患者的手術(shù)方式,統(tǒng)計手術(shù)時間、術(shù)中情況、術(shù)中出血、術(shù)中輸血、術(shù)后住院時間、總住院時間、術(shù)后并發(fā)癥等臨床資料。出院后門診隨訪,通過泌尿系超聲及CT檢查評估有無復(fù)發(fā)及轉(zhuǎn)移。

    2 結(jié)果

    2.1 實驗室及影像學(xué)檢查 所有患者血常規(guī)、血生化等實驗室檢查結(jié)果無明顯異常。血尿患者、影像學(xué)檢查考慮輸尿管腫瘤及腎盂腫瘤者,連續(xù)3 d行尿脫落細胞學(xué)檢查,均未見腫瘤細胞。影像學(xué)檢查考慮為腎上腺源性腫瘤者,腎上腺功能檢查,未見明顯異常。影像學(xué)檢查結(jié)果顯示:腫瘤位于左側(cè)5例,右側(cè)5例。其中左腎上腺區(qū)2例,右腎上腺區(qū)2例,左腎門旁1例,左腎盂內(nèi)1例,右腎下極2例,左腹膜后1例,右輸尿管1例;腫瘤直徑1.0~4.3 cm;腫瘤呈類圓形6例,形態(tài)不規(guī)則4例;CT平掃呈低密度6例,混雜密度4例。CT檢查結(jié)果見表1。AH腫瘤典型的影像特點為增強掃描時腫瘤呈異常強化,動脈期輕度強化,靜脈期進一步強化,邊緣明顯強化,見圖1。

    2.2 手術(shù)經(jīng)過及結(jié)果 10例患者均完成手術(shù)治療。1例術(shù)前CT提示為右輸尿管腫瘤的患者行右輸尿管鏡檢查,術(shù)中因輸尿管中段狹窄進鏡困難改開放手術(shù),取右下腹斜切口,切除尿管腫物,直徑約1 cm,及輸尿管狹窄段,長度約2 cm,術(shù)區(qū)粘連明顯,術(shù)中快速病理示輸尿管黏膜慢性炎,行輸尿管端端吻合術(shù),手術(shù)時間延長至275 min。另9例均行腹腔鏡手術(shù),其中3例為機器人輔助手術(shù);其中腎腫瘤行腎部分切除2例,因腎腫瘤與腎門及輸尿管緊密粘連無法分離行腎切除1例,腎盂腫瘤行腎輸尿管切除1例,腎上腺腫瘤切除4例,腹膜后腫瘤切除1例;經(jīng)腹入路4例,經(jīng)后腹腔入路5例,機器人手術(shù)均為經(jīng)腹腔入路;手術(shù)時間75~275 min;術(shù)中出血50~600 ml,輸血2例,其中例7術(shù)中輸2 U紅細胞、325 ml血漿,例10術(shù)中輸325 ml血漿;術(shù)后血紅蛋白下降6~28 g/L;術(shù)后住院天數(shù)3~7 d,總住院天數(shù)6~25 d;圍手術(shù)期均無嚴重并發(fā)癥發(fā)生。

    表1 患者臨床資料及影像學(xué)表現(xiàn)

    圖1 泌尿系統(tǒng)吻合狀血管瘤影像學(xué)及病理學(xué)圖像 1A~1D:中下腹CT平掃圖;1E-1H:中下腹CT增強圖;1I-1L:術(shù)后病理均為吻合狀血管瘤(HE染色 ×200);1A、1E、1I為腎上腺腫瘤;1B、1F、1J:腎腫瘤;1C、1G、1K:腎盂腫瘤;1D、1H、1L:輸尿管腫瘤(箭頭指向為腫瘤)

    2.3 術(shù)后病理情況 10例患者術(shù)后病理證實為腎臟AH4例,腎上腺AH4例,輸尿管AH1例,腹膜后AH1例;影像診斷與術(shù)后病理一致率50%(5/10,腎腫瘤2例,腎上腺腫瘤2例,腹膜后腫瘤1例)。

    2.4 患者出院隨訪情況 患者出院后均通過門診進行隨訪,隨訪時間為11~79個月,中位隨訪時間22個月,所有患者均未見腫瘤轉(zhuǎn)移及復(fù)發(fā)或疾病進展。術(shù)中及隨訪情況見表2。

    表2 術(shù)中及術(shù)后病理情況

    3 討論

    脈管系統(tǒng)病變依據(jù)血管內(nèi)皮細胞是否存在血管內(nèi)皮細胞的異常增殖,可分為血管瘤及脈管畸形兩大類[4]。大多數(shù)脈管系統(tǒng)病變由生殖細胞種系突變和體細胞突變引起。在2018年國際脈管性疾病研究學(xué)會推出的分類方法中,血管瘤依據(jù)其生物學(xué)行為進一步劃分為良性、局部侵襲性或交界性和惡性。AH又稱交織狀血管瘤,歸類于良性脈管腫瘤[5]。2009年Montgomery首次描述并命名了AH,發(fā)現(xiàn)其組織學(xué)形態(tài)近似脾臟紅髓的不規(guī)則交織樣血管竇腔,易與血管肉瘤混淆,并認為AH是一種獨特的需注意鑒別的血管疾病[1]。血管瘤和血管畸形可見于全身各個部位[6-7]。AH也有不同部位報道,包括腎臟、睪丸、精索、卵巢、腎上腺、肝臟、結(jié)腸、小腸及腸系膜、膀胱、鼻腔、腦膜、軟組織及骨骼等,但肺、胰腺及脾臟未見報道[1-3]。本文首次報道了輸尿管AH,此例患者有兩年前輸尿管鏡碎石手術(shù)病史,這可能與輸尿管AH的形成有一定關(guān)聯(lián)。腎臟AH多為單發(fā),也有部分為雙側(cè)或多病灶,此種情況常見于終末期腎病患者[8]。由于AH臨床極為罕見,發(fā)病部位及臨床表現(xiàn)各異,術(shù)前難以鑒別,易誤診或過度治療,因此有必要提高對AH臨床特點的認識。

    AH的發(fā)病年齡區(qū)間為2~85歲,好發(fā)于腎臟,其次軟組織及骨骼,脊柱旁AH也較為多見;腎臟AH的中位年齡為49歲,其他部位AH中位年齡為65歲;腎臟AH男女發(fā)病比例為2.3∶1.0[9]。超過60%的AH患者無明顯癥狀,僅為體檢發(fā)現(xiàn);極少數(shù)腎臟AH患者因血尿或腰痛就診。近50%的腎臟AH患者存在終末期腎病[10-11]。腎臟AH與腎惡性腫瘤難以辨別,國外學(xué)者報道1例腎移植受體術(shù)前CT及MRI檢查發(fā)現(xiàn)右腎1.7 cm腫瘤,術(shù)前考慮為腎透明細胞癌,行根治性腎切除術(shù),術(shù)后病理證實為腎臟AH[12]。除腎臟、輸尿管、膀胱、睪丸等泌尿生殖器官的AH外,還有報道來源于左腎靜脈的AH,1例74歲女性患者體檢時發(fā)現(xiàn)左腹膜后2.6 cm腫瘤,結(jié)合CT及MRI檢查考慮為神經(jīng)源性腫瘤,行腹腔鏡下腫瘤切除,發(fā)現(xiàn)腫瘤來源于左腎靜脈,因術(shù)中大出血轉(zhuǎn)開放手術(shù),阻斷左腎靜脈后切除腫瘤并重建左腎靜脈,術(shù)后病理證實為AH,患者術(shù)后恢復(fù)順利且定期隨訪無腫瘤復(fù)發(fā)[13]。盡管AH難以和透明細胞癌鑒別,兩者并無必然聯(lián)系。有報道1例發(fā)生于肝臟的碰撞瘤,病理結(jié)果顯示為肝臟AH合并轉(zhuǎn)移性腎透明細胞癌[14]。也有患者影像學(xué)檢查發(fā)現(xiàn)同側(cè)巨大腎及腎上腺腫瘤,診斷為腎惡性腫瘤,隨后行根治腎切除及腎上腺切除,術(shù)后病理證實為腎臟AH及腎上腺皮質(zhì)腺瘤[15]。

    AH缺乏特異性的影像表現(xiàn),因此在影像學(xué)方面鑒別診斷較為困難。AH形態(tài)多樣,CT平掃時AH僅表現(xiàn)為高密度、低密度或混雜密度的實性、囊性、囊實性或分葉狀軟組織影,CT增強時表現(xiàn)為不均一強化或邊緣強化,有時呈漸進性強化或僅為明顯強化,具有“快進慢出”的特點,而腎透明細胞癌的強化特點為“快進快出”[16]。MRI平掃時T2加權(quán)成像AH為高密度影,MRI增強時AH有不同程度的強化。

    實體外觀方面,AH呈灰色或暗紅色腫塊,邊緣光滑但無明顯包膜,切面呈肉質(zhì)海綿樣紋理。AH大小不一,直徑0.1 cm至8.0 cm不等,平均2.2 cm。文獻記錄腎臟AH直徑最大為7 cm,腔靜脈旁軟組織AH為8 cm[17]。腎臟AH可見于腎實質(zhì)、髓質(zhì)腎周脂肪、腎靜脈及其分支等不同部位。低倍鏡下觀AH邊界較為清晰,無明顯包膜,呈彌漫性或分葉狀生長,邊緣多見供應(yīng)血管;高倍鏡下AH表現(xiàn)為不規(guī)則毛細血管樣的血管腔隙,交織匯聚成靴釘狀結(jié)構(gòu),血管內(nèi)皮細胞呈單層排列,偶見內(nèi)皮細胞輕度局灶性不典型增生或核增大,但無明顯細胞核異質(zhì)性及核分裂相,血管腔隙內(nèi)可見透明樣變及紅細胞,間質(zhì)內(nèi)輕度或局灶性淋巴細胞浸潤[18]。AH行免疫組化檢查可見CD31、CD34、ERGFLT1及FACTOR Ⅷ染色陽性;GLUT-1、CD8及D2-40染色均為陰性,可與淋巴系統(tǒng)或脾竇來源的腫瘤鑒別,卡波西肉瘤的標志物HPV-8及上皮細胞標志物EMA抗原檢測也為陰性,可做鑒別;Ki-67多呈低表達(<10%),表明內(nèi)皮細胞增殖活性較低,顯現(xiàn)出良性的生物學(xué)行為[19]。

    AH患者預(yù)后總體良好。既往報道的患者中,完整切除AH后均未見轉(zhuǎn)移或復(fù)發(fā),僅有1例因腎臟AH行根治性腎切除術(shù)后1個月死亡,但死因與AH無關(guān)[20]。由于術(shù)前難以和惡性腫瘤鑒別,且腎腫瘤不常規(guī)行腎穿刺活檢,90%的腎臟AH患者診斷為腎惡性腫瘤并接受根治性腎切除手術(shù)[21]。本組病例中也有1例術(shù)前檢查考慮腎臟惡性腫瘤的AH患者,因腎腫瘤體積較大,且腫瘤位于腎門部,局部粘連嚴重,最終實施了腎切除手術(shù),其余腎臟AH患者均順利完成保留腎臟手術(shù);另有1例術(shù)前診斷為左腎盂腫瘤的AH患者,因腫瘤位置深達腎盂內(nèi)無法行保腎手術(shù),最終也實施左腎輸尿管切除手術(shù),因AH誤診引發(fā)的過度治療值得反思。非腎臟AH完整切除病灶并堅持隨訪即可,無需行淋巴結(jié)清掃或放化療,部分非腎臟AH行穿刺活檢證實為AH的患者長期隨訪也無疾病進展。因此,充分認識AH的臨床特點及影像特征有助于AH的鑒別,避免過度治療。由于AH為良性疾病,臨床醫(yī)生應(yīng)根據(jù)病灶大小、部位及患者身體情況綜合考慮并制定個體化治療方案。

    綜上,泌尿系統(tǒng)AH是極為罕見的良性血管病變。泌尿系統(tǒng)AH行手術(shù)切除安全有效且預(yù)后良好,但應(yīng)注重個體化治療。加強對泌尿系統(tǒng)AH臨床特點的認識有助于AH的鑒別診斷,避免過度治療。

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