應(yīng)用標(biāo)準(zhǔn)化視頻對(duì)肌張力障礙患者進(jìn)行量表評(píng)估的可靠性研究

張夢(mèng)雨， 王 琳， 楊英麥， 喬 雷， 郭 毅， 郭麗娜， 紀(jì) 蒙， 苗素華， 殷 飛， 萬(wàn)新華

肌張力障礙是一種運(yùn)動(dòng)障礙，其特征是持續(xù)性 或間歇性肌肉收縮引起的異常運(yùn)動(dòng)和(或)姿勢(shì)，常重復(fù)出現(xiàn)。按癥狀分布，肌張力障礙可分為全身型、節(jié)段型、局灶型等不同類型[1，2]，其中頸部肌張力障礙和眼瞼痙攣是臨床最為常見(jiàn)的局灶型肌張力障礙，而全身型肌張力障礙則因其嚴(yán)重的致殘性是臨床治療研究的熱點(diǎn)。

在臨床實(shí)踐中，應(yīng)用準(zhǔn)確可靠的方法量化肌張力障礙患者的臨床表現(xiàn)，對(duì)于評(píng)估疾病的嚴(yán)重程度、掌握疾病的進(jìn)展以及判斷治療的效果具有重要意義。目前最為常用的量表包括評(píng)估全身型肌張力障礙的Burke-Fahn-Marsden肌張力障礙評(píng)分量表(BFMDRS)、評(píng)估眼瞼痙攣的Jankovic評(píng)分量表(JRS)和評(píng)估頸部肌張力障礙的西多倫多痙攣性斜頸評(píng)分量表(TWSTRS)等[1，3]。

近年來(lái)，在運(yùn)動(dòng)障礙病的量表評(píng)估中普遍引入視頻錄像的方式，具有便于多家中心、多位評(píng)估者同時(shí)評(píng)估以及便于資料的收集、保存和復(fù)核的優(yōu)點(diǎn)。一套全面、準(zhǔn)確、精煉的視頻錄制方案，可以避免遺漏重要的查體內(nèi)容，規(guī)范查體手法，確保量表評(píng)估的客觀性、準(zhǔn)確性和可重復(fù)性。

因此，本研究依據(jù)以往肌張力障礙的評(píng)估經(jīng)驗(yàn)，參考經(jīng)典的視頻錄制方案，以省時(shí)、省力、準(zhǔn)確為原則，制訂出“全身型肌張力障礙標(biāo)準(zhǔn)化視頻錄制方案”及“顱頸段肌張力障礙標(biāo)準(zhǔn)化視頻錄制方案”(詳見(jiàn)附件1、2)，以滿足臨床工作中最為常用的BFMDRS、JRS、TWSTRS量表的評(píng)估要求。本研究邀請(qǐng)5位來(lái)自國(guó)內(nèi)不同醫(yī)院的運(yùn)動(dòng)障礙病?？漆t(yī)生，應(yīng)用上述量表對(duì)12例全身型肌張力障礙、眼瞼痙攣或頸部肌張力障礙患者的標(biāo)準(zhǔn)化視頻進(jìn)行評(píng)分，通過(guò)評(píng)估者間一致性及評(píng)估者內(nèi)部一致性對(duì)標(biāo)準(zhǔn)化視頻的可靠性進(jìn)行評(píng)價(jià)。

1 方 法

1.1 患者 本研究納入北京協(xié)和醫(yī)院運(yùn)動(dòng)障礙門診隨診的全身型肌張力障礙、眼瞼痙攣及頸部肌張力障礙患者各4例。根據(jù)癥狀分布，分別采用“全身型肌張力障礙標(biāo)準(zhǔn)化視頻錄制方案”及“顱頸段肌張力障礙標(biāo)準(zhǔn)化視頻錄制方案”錄制12例患者的臨床表現(xiàn)。

1.2 評(píng)估者 本研究邀請(qǐng)到來(lái)自國(guó)內(nèi)不同醫(yī)院的5位運(yùn)動(dòng)障礙病專科醫(yī)生作為評(píng)估者，均具有肌張力障礙相關(guān)量表的評(píng)估經(jīng)驗(yàn)。評(píng)估者不了解患者的臨床情況，所有評(píng)分信息均來(lái)源于標(biāo)準(zhǔn)化視頻。

1.3 評(píng)估過(guò)程 5位評(píng)估者每人獨(dú)立評(píng)估全部12例患者的標(biāo)準(zhǔn)化視頻，匯總后計(jì)算BFMDRS、JRS、TWSTRS量表的總分及每一個(gè)分項(xiàng)目的評(píng)估者間一致性。另外，首次評(píng)估2 w后，其中2例評(píng)估者再次對(duì)此12段視頻進(jìn)行第2次評(píng)估，兩次評(píng)估結(jié)果完全獨(dú)立，并計(jì)算評(píng)估者內(nèi)部一致性。

1.4 統(tǒng)計(jì)分析 本研究的所有評(píng)估者間一致性及評(píng)估者內(nèi)部一致性均由組內(nèi)相關(guān)系數(shù)(ICC)和95%置信區(qū)間評(píng)定。組內(nèi)相關(guān)系數(shù)采用的是“雙向隨機(jī)”及“絕對(duì)一致”模式[4]。依據(jù)既往研究的標(biāo)準(zhǔn)，將ICC值大于0.9定義為“優(yōu)秀”，0.75～0.9定義為“良好”，0.6-0.75定義為“中等”，小于0.6定義為“差”[5]。本研究采用SPSS R26.0.0.2軟件進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)分析。

2 結(jié) 果

2.1 評(píng)估者間一致性 5位評(píng)估者應(yīng)用BFMDRS量表評(píng)估全身型肌張力障礙患者的評(píng)估者間一致性結(jié)果見(jiàn)表1。

表1 應(yīng)用BFMDRS量表評(píng)分的評(píng)估者間一致性

BFMDRS總分的ICC值為0.96(95%CI0.83～0.99)，達(dá)到優(yōu)秀的標(biāo)準(zhǔn)。BFMDRS量表所評(píng)價(jià)的9個(gè)部位，除頸部和右下肢外，其余均達(dá)到良好至優(yōu)秀的標(biāo)準(zhǔn)，觸發(fā)因子的ICC值為0.85～0.99，程度因子的ICC值為0.81～0.99，分項(xiàng)得分的ICC值為0.86～0.99。頸部的觸發(fā)因子有極高的一致性，ICC可達(dá)到1。而程度因子及分項(xiàng)得分的ICC卻僅有0.33～0.38。右下肢評(píng)分的一致性欠佳，ICC為0.24～0.31。因此總體上，應(yīng)用標(biāo)準(zhǔn)化視頻評(píng)估BFMDRS量表可達(dá)到良好至優(yōu)秀的標(biāo)準(zhǔn)。

應(yīng)用JRS評(píng)估眼瞼痙攣患者的評(píng)估者間一致性見(jiàn)表2。

表2 應(yīng)用JRS量表評(píng)分的評(píng)估者間一致性

嚴(yán)重性評(píng)分的ICC為0.64(95%CI0～0.97)，為中等水平，頻率評(píng)分完全一致，ICC為1；總分ICC為0.91(95%CI0.63～0.99)，達(dá)到優(yōu)秀的標(biāo)準(zhǔn)。

應(yīng)用TWSTRS評(píng)估頸部肌張力障礙患者的評(píng)估者間一致性見(jiàn)表3。

表3 應(yīng)用TWSTRS量表評(píng)分的評(píng)估者間一致性

TWSTRS的總分ICC為0.92(95%CI0.67～0.99)，達(dá)到優(yōu)秀標(biāo)準(zhǔn)。各分項(xiàng)中，除側(cè)向移位ICC 0.13(95%CI0～0.87)、感覺(jué)詭計(jì)ICC 0.65(95%CI0～0.97)偏低外，其余各項(xiàng)評(píng)分ICC 0.82～0.98，為良好至優(yōu)秀。

2.2 評(píng)估者內(nèi)部一致性 BFMDRS量表的評(píng)估者內(nèi)部一致性見(jiàn)表4。

表4 應(yīng)用BFMDRS量表評(píng)分的評(píng)估者內(nèi)部一致性

BFMDRS量表總分的ICC為0.97(95%CI 0.72～0.99)，達(dá)到優(yōu)秀標(biāo)準(zhǔn)。各分項(xiàng)也都到達(dá)良好至優(yōu)秀標(biāo)準(zhǔn)。

JRS量表的評(píng)估者內(nèi)部一致性見(jiàn)表5。

表5 應(yīng)用JRS量表評(píng)分的評(píng)估者內(nèi)部一致性

JRS量表總分ICC為0.94(95%CI0～0.99)，為優(yōu)秀級(jí)別。但嚴(yán)重性評(píng)分一致性欠佳。

TWSTRS量表的評(píng)估者內(nèi)部一致性見(jiàn)表6。

表6 應(yīng)用TWSTRS量表評(píng)分的評(píng)估者內(nèi)部一致性

除肩部移位的ICC 0.73(95%CI0～0.98)，為中等外，總分及其余各項(xiàng)一致性均達(dá)到優(yōu)秀標(biāo)準(zhǔn)。

3 討 論

本研究5位評(píng)估者通過(guò)標(biāo)準(zhǔn)化視頻對(duì)肌張力障礙患者進(jìn)行BFMDRS、JRS、TWSTRS量表評(píng)分，三種量表的評(píng)估者間一致性均達(dá)到優(yōu)秀標(biāo)準(zhǔn)，說(shuō)明通過(guò)標(biāo)準(zhǔn)化視頻，不同醫(yī)生能夠準(zhǔn)確把握肌張力障礙患者的各部位情況，在評(píng)分上取得令人滿意的一致性。評(píng)估者內(nèi)部一致性相比評(píng)估者間一致性更為優(yōu)秀，說(shuō)明同一位評(píng)估者在不同時(shí)間應(yīng)用標(biāo)準(zhǔn)化視頻評(píng)估能得到相對(duì)一致的結(jié)果。

同時(shí)，一些因素可能嚴(yán)重影響本項(xiàng)研究的結(jié)果。首先是患者選擇的同質(zhì)性。選擇病情上具有顯著差異的患者錄像有利于獲得相對(duì)較高的ICC值，高度同質(zhì)化的患者會(huì)使得ICC波動(dòng)極大。在本研究的部分分項(xiàng)目中，患者間病情差異不顯著，不可避免的會(huì)導(dǎo)致ICC值顯著降低，如JRS評(píng)分中的嚴(yán)重性及頻率評(píng)分、BFMDRS評(píng)分中的右下肢評(píng)分。第二，部分評(píng)估項(xiàng)目有難度。一方面，評(píng)估者對(duì)某些體征的認(rèn)識(shí)水平存在差異，如TWSTRS評(píng)分中的側(cè)向位移及前后位移；另一方面，評(píng)估者對(duì)量表的理解有分歧，如BFMDRS的頸部評(píng)分，這些問(wèn)題均提示在進(jìn)行量表評(píng)分前應(yīng)加強(qiáng)對(duì)這些項(xiàng)目的培訓(xùn)。

既往也有若干研究探討應(yīng)用視頻錄像進(jìn)行量表評(píng)分的可靠性。2007年Krystkowiak對(duì)BFMDRS量表的研究，發(fā)現(xiàn)不同的隨訪時(shí)間點(diǎn)，ICC值為0.61～0.93[6]。2010年Monbaliu的關(guān)于腦癱人群的BFMDRS量表的研究，發(fā)現(xiàn)誘發(fā)因子的大部分項(xiàng)目一致性較差，ICC值僅為0.34～0.77，明顯低于本研究的水平，這可能與該研究量表與研究人群不匹配相關(guān)。該研究發(fā)現(xiàn)眼、口、頸部評(píng)分一致性較差，四肢及軀干較好[7]。2012年一篇TWSTRS量表的研究，其總分ICC為0.74(95%CI0.46～0.88)，但分項(xiàng)目的ICC并未詳述[8]。本研究的一致性比上述研究更為優(yōu)秀，但不排除是由于樣本量小導(dǎo)致了相對(duì)較寬的置信區(qū)間。

既往也有一些研究提出各不相同的視頻錄制方案。如1985年Burke等在提出BFMDRS量表時(shí)也同時(shí)制定了一套較為簡(jiǎn)單的方案[9]。Comella將其進(jìn)行修改補(bǔ)充后于2003年及2015年的文獻(xiàn)中分別提出一套方案，用于全身型及頸部肌張力障礙患者的視頻錄制[10，11]。1994年Consky在提出TWSTRS量表后也設(shè)計(jì)了一套相關(guān)的視頻錄制方案[12]。其他如Barry在1999年的研究[13]、Monbaliu在2012年的研究[14]等均在文章中提到應(yīng)用標(biāo)準(zhǔn)化視頻進(jìn)行評(píng)估，但具體錄制方案并未詳述。由此可見(jiàn)，大多數(shù)研究是根據(jù)研究目的進(jìn)行方案設(shè)計(jì)的，方案差異性較大。而本研究設(shè)計(jì)了較為全面、穩(wěn)定的標(biāo)準(zhǔn)化視頻錄制方案，除滿足BFMDRS、JRS、TWSTRS量表的評(píng)分需求外，還可以作為肌張力障礙患者隨診的常規(guī)手段。標(biāo)準(zhǔn)化視頻具有高效、有條理、針對(duì)性強(qiáng)的特點(diǎn)，能節(jié)約醫(yī)患雙方的時(shí)間和精力，而且客觀、準(zhǔn)確，能夠更全面地反映患者的病情全貌，避免歧義。

綜上所述，在本研究中，應(yīng)用“全身型肌張力障礙標(biāo)準(zhǔn)化視頻錄制方案”及“顱頸段肌張力障礙標(biāo)準(zhǔn)化視頻錄制方案”錄制的標(biāo)準(zhǔn)化視頻進(jìn)行BFMDRS、JRS、TWSTRS量表評(píng)估，獲得良好的評(píng)估者間一致性及評(píng)估者內(nèi)部一致性，因此，該方案適合在肌張力障礙的評(píng)估、隨訪和臨床研究中應(yīng)用。