電子胃鏡輔助下電凝灼燒封閉或瘺管切除術(shù)治療鰓裂瘺管或囊腫的臨床療效分析

李榮榮， 瞿申紅， 葉林松， 蘭桂萍， 黃雪穎， 鄧偉明

鰓裂瘺管或囊腫是由于受精卵在人類胚胎發(fā)育過程中受到環(huán)境中各種有害因素的影響而形成的先天性鰓器閉合障礙性疾病。與魚類和兩棲類動(dòng)物不同，人類的鰓器不具有呼吸功能，其發(fā)育到一定時(shí)期便演變形成顏面部和頸項(xiàng)部。鰓裂瘺管或囊腫可根據(jù)組織來源或臨床表現(xiàn)進(jìn)行分型。臨床上鰓器異常閉合或閉合障礙常見的表現(xiàn)為頸部腫塊，急性感染期可見腫塊短期內(nèi)迅速增大，伴紅腫疼痛。腮裂瘺管或囊腫的治療方法主要以外科手術(shù)為主，如果臨床醫(yī)師對本病的認(rèn)識不足或重視程度不高，極易造成漏診、誤診和誤治。因此，在保證手術(shù)有效性及安全性的基礎(chǔ)上，借助胃鏡的充氣功能，充分延展梨狀窩黏膜，具有咽反射較小的特點(diǎn)[1]。運(yùn)用電凝灼燒封閉內(nèi)瘺口或切除瘺管組織可減少手術(shù)瘢痕及患者心理障礙，有較好的臨床價(jià)值。本研究旨在探討電子胃鏡輔助下行電凝灼燒封閉或瘺管切除術(shù)治療鰓裂瘺管或囊腫的有效性及安全性，現(xiàn)報(bào)道如下。

1 對象與方法

1.1研究對象 選擇2018年3月至2021年4月廣西壯族自治區(qū)人民醫(yī)院耳鼻咽喉頭頸外科收治的鰓裂瘺管或囊腫患者20例。其中鰓裂瘺管13例，囊腫7例。其中以頸部腫物為主訴者18例，以咽部異物感為主訴者1例，以頸部分泌物伴有臭味為主訴者1例。根據(jù)接受治療方法不同將其分為觀察組(電子胃鏡輔助下的瘺管灼燒或封閉術(shù))和對照組(傳統(tǒng)頸部淋巴結(jié)清掃術(shù))，每組10例。兩組基線資料比較差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)，具有可比性。見表1。

表1 兩組基線資料比較[M(P25，P75)，n]

1.2納入與排除標(biāo)準(zhǔn) 納入標(biāo)準(zhǔn)：(1)結(jié)合臨床表現(xiàn)及輔助檢查(包括電子喉鏡、電子胃鏡、CT和MRI等)確診為鰓裂瘺管或囊腫；(2)臨床分型為Ⅲ型或Ⅳ型，內(nèi)瘺口位于梨狀窩或食管入口；(3)依從性好，術(shù)后隨訪無失訪。排除標(biāo)準(zhǔn)：(1)處于急性感染期；(2)合并嚴(yán)重的全身性基礎(chǔ)疾病，不能耐受手術(shù)治療。

1.3手術(shù)治療方法

1.3.1 對照組 行傳統(tǒng)頸部淋巴結(jié)清掃術(shù)，全身麻醉后在腫物表面沿頸部皮紋作橫切口，依次切開皮膚、皮下組織及頸闊肌，在頸闊肌深面分離皮瓣，探查胸鎖乳突肌及頸動(dòng)脈鞘淺面。一般常見質(zhì)軟腫物，有時(shí)伴深面數(shù)枚腫大淋巴結(jié)，完整切除鰓裂囊腫、痿管及其周圍的炎性組織和瘢痕及腫大淋巴結(jié)。

1.3.2 觀察組 行電子胃鏡輔助下的瘺管灼燒或封閉術(shù)。(1)5例患者行單純支撐喉鏡下梨狀窩鰓裂瘺管灼燒封閉術(shù)。全身麻醉后，在支撐喉鏡下充分暴露喉咽部，同時(shí)置入電子胃鏡，可見梨狀窩有一圓形瘺口，有少許膿性分泌物及氣泡涌出，吸凈分泌物，取帶吸引的單極電刀伸入瘺口約0.5 cm，充分電凝灼燒以封閉瘺道及瘺口。(2)5例患者頸部皮膚存在破潰，遂在電子胃鏡輔助下充分延展梨狀窩黏膜，經(jīng)支撐喉鏡使用激光行梨狀窩處瘺管切除+內(nèi)瘺口縫合封閉術(shù)+頸外徑路腮裂瘺管切除術(shù)。首先在支撐喉鏡下充分暴露由梨狀窩通向頸部的咽瘺，然后使用激光沿瘺口周圍環(huán)形切除瘺管約1 cm(見圖1?)。予亞甲藍(lán)明膠海綿填塞術(shù)口，縫合并封閉內(nèi)瘺口(見圖1?)。在頸部皮膚瘺口處作切口，依次切開皮膚、皮下組織，然后沿肉芽組織分離頸深筋膜淺層，用拉鉤將甲狀舌骨肌拉開暴露瘺管(見圖1?)。繼續(xù)沿瘺管邊界分離，經(jīng)甲狀腺外側(cè)緣延伸至甲狀軟骨深面，分離至瘺管底可見亞甲藍(lán)明膠海綿(見圖1?)。根據(jù)術(shù)中情況切除部分甲狀腺及甲狀軟骨板，充分暴露梨狀窩，完整切除瘺管組織及肉芽組織(見圖1?)。沖洗術(shù)腔及檢查出血情況，用準(zhǔn)備好的非軸型組織瓣修補(bǔ)填充術(shù)區(qū)缺損，加固咽旁術(shù)口區(qū)域，逐層關(guān)閉傷口，術(shù)中注意保護(hù)喉返神經(jīng)及頸部重要血管。10例患者術(shù)后均留置胃管，鼻飼1周。

?電子胃鏡充氣暴露食管入口及鰓裂瘺管內(nèi)瘺口，并應(yīng)用激光環(huán)形切除內(nèi)瘺口組織；?在內(nèi)瘺口處置入亞甲藍(lán)，電凝灼燒及縫合封閉內(nèi)瘺口；?頸外徑路尋找并暴露瘺管組織；?沿瘺管走向分離至梨狀窩底部放置亞甲藍(lán)處；?手術(shù)切除鰓裂瘺管組織

1.4觀察指標(biāo) (1)手術(shù)時(shí)間、術(shù)中出血量及住院時(shí)間等治療指標(biāo)，其中術(shù)中出血量(ml)=負(fù)壓吸引裝置內(nèi)總液體量(ml)-術(shù)中沖洗所用生理鹽水液體量(ml)。(2)術(shù)后復(fù)發(fā)，術(shù)后隨訪觀察1個(gè)月，囑患者有不適癥狀及時(shí)就診?；颊咴俅纬霈F(xiàn)頸部包塊伴疼痛及膿腫形成，經(jīng)過輔助檢查提示瘺口或瘺管存在。(3)術(shù)后并發(fā)癥，包括損傷周圍神經(jīng)、甲狀腺，出現(xiàn)聲音嘶啞、面癱、術(shù)腔感染和發(fā)熱等情況。

1.5統(tǒng)計(jì)學(xué)方法 應(yīng)用SPSS25.0統(tǒng)計(jì)軟件進(jìn)行數(shù)據(jù)分析。計(jì)量資料以中位數(shù)(下四分位數(shù)，上四分位數(shù))[M(P25，P75)]表示，組間比較采用秩和檢驗(yàn)。計(jì)數(shù)資料以例數(shù)(n)表示，組間比較采用Fisher′s確切概率法。P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1兩組手術(shù)時(shí)間、術(shù)中出血量及住院時(shí)間比較 觀察組手術(shù)時(shí)間短于對照組，且術(shù)中出血量更少，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)。見表2。

表2 兩組手術(shù)時(shí)間、術(shù)中出血量及住院時(shí)間比較

2.2兩組復(fù)發(fā)情況 對照組有1例于術(shù)后7個(gè)月復(fù)發(fā)，再次出現(xiàn)頸部膿腫，可能因瘺管分支未能完全切除所致，再次在全身麻醉下行頸部淋巴結(jié)清掃術(shù)及皮瓣修補(bǔ)術(shù)，術(shù)后留置胃管鼻飼1周，術(shù)后一般情況及術(shù)口恢復(fù)良好后出院。觀察組術(shù)后隨訪未再次出現(xiàn)頸部膿腫、紅腫疼痛等復(fù)發(fā)情況。

2.3兩組術(shù)后并發(fā)癥發(fā)生情況 觀察組有1例出院半個(gè)月后發(fā)生感染，出現(xiàn)術(shù)區(qū)膿腫，伴有發(fā)熱。返院后行膿腫切開膠片引流，術(shù)后留置胃管鼻飼1周，同時(shí)予頭孢類抗生素抗感染及退熱等治療，隨后感染控制，病情好轉(zhuǎn)出院，囑其定期復(fù)查高清電子喉鏡，隨訪至今無復(fù)發(fā)。對照組患者隨訪未出現(xiàn)術(shù)腔感染、聲音嘶啞及面癱等并發(fā)癥，術(shù)后甲狀腺功能亦無異常。

2.4典型病例 患者，女，6歲，于2017年開始發(fā)現(xiàn)頸部腫物，伴紅腫疼痛，遂相繼在外院及我院小兒外科行多次頸部膿腫切開引流術(shù)，術(shù)后恢復(fù)尚可，但頸部腫物反復(fù)發(fā)作。后于2020年3月在我科就診，入院后詢問病史及查體后診斷為：(1)頸部左側(cè)膿腫；(2)先天性鰓裂瘺管？由于患兒處于急性感染期，因此先予控制感染，然后行頸部膿腫切開引流術(shù)，術(shù)中切開膿腫后引流出約5 ml黃白色膿性分泌物，術(shù)后無相關(guān)并發(fā)癥，出院時(shí)交代家屬待患兒術(shù)口恢復(fù)后返院復(fù)查并行進(jìn)一步診療?；純杭覍儆?020年6月遵囑返院復(fù)查，患兒頸部膿腫感染控制良好，術(shù)口恢復(fù)良好，遂請消化內(nèi)科會診行電子胃鏡檢查，內(nèi)鏡觀察到內(nèi)瘺口的情況，并可見有少許膿性分泌物或氣泡涌出(見圖2?)。頸部CT檢查提示頸部膿腫形成，軟組織伴有混雜信號影(見圖2?)。MRI檢查提示頸部組織呈術(shù)后改變，可伴積氣或積液(見圖2?)。病例提交科室討論后與患者家屬溝通同意行電子胃鏡輔助下的瘺管灼燒及封閉術(shù)，術(shù)中請消化內(nèi)科醫(yī)師同臺輔助行電子胃鏡延展雙側(cè)梨狀窩黏膜，充分暴露腮裂瘺管的內(nèi)瘺口，然后經(jīng)支撐喉鏡置入單極電刀進(jìn)瘺管口約0.5 cm，將瘺管內(nèi)瘺口及瘺管進(jìn)行灼燒封閉，手術(shù)過程順利，術(shù)后留置胃管鼻飼1周，恢復(fù)良好，未出現(xiàn)相關(guān)術(shù)后不良反應(yīng)，出院后隨訪至今未見復(fù)發(fā)及并發(fā)癥。

?電子胃鏡所見；?CT檢查所見；?MRI檢查所見

3 討論

3.1鰓弓、鰓溝、鰓膜與咽囊統(tǒng)稱鰓器。人類鰓器在胚胎4～5周逐漸發(fā)育成形，原始狀態(tài)有6對鰓弓，相鄰鰓弓之間的5對凹陷為鰓溝，但在發(fā)育過程中第5對鰓弓出現(xiàn)不久即消失，第6對特別小。因此，通常提及的只有5對鰓弓和4對鰓溝。咽囊與咽鰓溝之間隔以薄層的鰓膜，發(fā)育過程中鰓溝閉合不全或者鰓膜破裂，便形成鰓裂瘺管。

3.2根據(jù)解剖來源，可將鰓裂瘺管分為四型，其中以第二鰓裂瘺管最多見，占70%～95%；其次為第一鰓裂瘺管，占5%～25%；第三、四鰓裂瘺管最少見，僅占1%～2%[3-5]。由于臨床醫(yī)師對本病的認(rèn)識程度差異較大，因此，中外文獻(xiàn)對該病患病率的報(bào)道差異較大，且有報(bào)道統(tǒng)計(jì)，相比第二鰓裂瘺管，第三、四鰓裂瘺管更多發(fā)于左側(cè)，均高達(dá)90%[6-7]。第三鰓裂瘺管的外瘺口位于胸鎖乳突肌前緣中下1/3，穿至頸闊肌深面沿著頸動(dòng)脈鞘上行，與迷走神經(jīng)伴行，越過舌下神經(jīng)，在舌咽神經(jīng)或莖突咽肌下方，繞過頸內(nèi)動(dòng)脈，穿過舌骨和喉上神經(jīng)間的甲狀舌骨膜，終止于梨狀窩[6-9]。第三、四鰓裂瘺管的外瘺口位置相似，但第四鰓裂瘺管沿頸動(dòng)脈鞘先下降至胸部，然后自鎖骨下動(dòng)脈或主動(dòng)脈弓上升至頸部，終止于食管入口[10]。因此，明確鰓裂瘺管的分型要以瘺管途經(jīng)及內(nèi)瘺口為依據(jù)而非外瘺口。根據(jù)鰓器發(fā)育畸形有無開口分為不完全性外瘺管、不完全性內(nèi)瘺管以及完全性瘺管[11]。隨著病情進(jìn)展，三型之間可發(fā)生轉(zhuǎn)變，當(dāng)發(fā)生反復(fù)急性感染，其內(nèi)、外瘺口及瘺管組織的原有形態(tài)會發(fā)生改變或形成瘢痕，使得原有瘺口閉鎖。相反，如果原本無內(nèi)、外瘺口的鰓裂瘺管周圍組織因反復(fù)炎癥刺激，可使得咽部黏膜及頸部皮膚破潰而形成瘺管。由此可見，鰓裂瘺管的類型多、情況多變、毗鄰結(jié)構(gòu)豐富并且均有重要的生理功能，侵犯到頸部大血管甚至可危及患者生命。如果臨床醫(yī)師經(jīng)驗(yàn)不足、對本病認(rèn)識不充分，很容易造成誤診、誤治。常見與之混淆的病種有會厭膿腫、扁桃體膿腫[12]；當(dāng)內(nèi)瘺口有分泌物溢出時(shí)患者會有咽部異物感、咽部發(fā)癢及多痰等癥狀，此時(shí)易被誤診為咽部異物或慢性咽炎[8]。臨床醫(yī)師除根據(jù)經(jīng)驗(yàn)外，還可借助一些輔助檢查進(jìn)行診斷。目前，比較靈敏、高效的輔助檢查有頸部B超、頭頸部CT及MRI[11]，高清喉鏡及食管稀鋇造影檢查可直觀顯示瘺管的內(nèi)瘺口位置[13]，同時(shí)還對鑒別診斷有所幫助。

3.3鰓裂瘺管及囊腫常見的臨床表現(xiàn)為頸部腫物，急性期可迅速增大，伴有紅腫熱痛。由于新生兒發(fā)育尚未成熟，頸部組織較柔軟，當(dāng)頸部膿腫較大時(shí)可壓迫氣管和食管，造成呼吸和吞咽困難，危及生命[14]。有研究報(bào)道了1例19歲鰓裂瘺管患者在接受鰓裂瘺管切除術(shù)后2年復(fù)發(fā)，同時(shí)伴有頸部感染及咽喉部膿腫形成，病情發(fā)展迅猛，最終因繼發(fā)感染性休克而死亡[15]。因此，及時(shí)、準(zhǔn)確地診斷本病對患者的近期和遠(yuǎn)期療效非常關(guān)鍵。但由于本病的分型多樣、解剖關(guān)系復(fù)雜，臨床醫(yī)師容易漏診、誤診和誤治。例如，外瘺口處膿腫形成后易被誤診為頸部淋巴結(jié)炎或單純頸部膿腫，因而多次接受抗感染治療及膿腫切開引流術(shù)，給患者造成極大痛苦[16]。另外，本病還具有高復(fù)發(fā)的特征[17]，原因可能有以下幾點(diǎn)：(1)反復(fù)感染和切開引流致囊腫或瘺管與周圍重要組織結(jié)構(gòu)粘連，難以辨認(rèn)，未能完全切除；(2)鰓裂畸形分型及解剖關(guān)系復(fù)雜，手術(shù)未能徹底切除囊腫；(3)初次手術(shù)切口較為局限，病變部位暴露不完全；(4)手術(shù)時(shí)機(jī)不佳，如在急性炎癥期手術(shù)等[18]。反復(fù)發(fā)作并接受診療不僅對患者的正常工作和學(xué)習(xí)造成嚴(yán)重影響，降低患者的生活質(zhì)量，還可能使患者出現(xiàn)一定程度的心理健康問題，加重醫(yī)療和經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)。

3.4鰓裂瘺管的治療以手術(shù)為主，當(dāng)處于急性感染期時(shí)應(yīng)先控制感染，然后擇期行手術(shù)治療[16]。手術(shù)方式以徹底切除瘺管及囊腫組織為主，多次復(fù)發(fā)患者行功能性頸淋巴結(jié)清掃術(shù)，是目前推薦的一種安全有效的治療方法[9，16-20]，但在診療過程中，應(yīng)綜合患者自身的生理及心理情況制定個(gè)體化治療方案[21]。目前較為明確的是，手術(shù)時(shí)找到所有的瘺口并將之切除是減少復(fù)發(fā)的有效手段。隨著醫(yī)療技術(shù)的發(fā)展，各領(lǐng)域經(jīng)人體自然腔道行內(nèi)鏡下手術(shù)治療正在被廣泛推廣[3]。例如，電子胃鏡輔助下手術(shù)治療腮裂瘺管或囊腫可以借助其充氣功能，充分延展下咽部黏膜，暴露并明確內(nèi)瘺口的開口位置或瘺口大小，從而有助于術(shù)中切除或封閉瘺口。

3.5若患者正處于急性感染期還可能伴有頸部淋巴結(jié)腫大，部分患者在本院就診之前已于外院行多次診治，頸部正常解剖結(jié)構(gòu)已經(jīng)發(fā)生改變，內(nèi)鏡下往往不能顯示其內(nèi)瘺口，但對軟組織敏感的MRI影像結(jié)果可提示頸部組織呈術(shù)后改變，同時(shí)可伴有積氣或積液。本研究結(jié)果顯示兩組患者手術(shù)治療的有效情況差異不大，但觀察組手術(shù)時(shí)間短于對照組，且術(shù)中出血量更少。如今，隨著內(nèi)鏡使用的普及，越來越多專家認(rèn)為電子內(nèi)鏡輔助下電凝灼燒是一種針對鰓裂瘺管可靠有效的治療方法[5]。當(dāng)鰓裂瘺管切除術(shù)后有較大的組織缺損時(shí)，可同時(shí)取非軸型組織瓣填充修復(fù)，恢復(fù)原本解剖外形。與傳統(tǒng)頸部開放手術(shù)相比，內(nèi)鏡輔助下電凝灼燒手術(shù)的成功率較高(可達(dá)92.3%)，且復(fù)發(fā)率低[22]。除電凝灼燒外，也有研究使用二氧化碳激光、低功率二極管或化學(xué)燒灼等方式進(jìn)行治療，但哪種方法更有優(yōu)勢目前暫無定論[23]。有專家認(rèn)為，對于復(fù)發(fā)病例，雖然內(nèi)鏡輔助治療方法可減少患者頸部瘢痕，但是開放性頸部淋巴結(jié)清掃術(shù)仍是首選治療方法[24]。也有專家認(rèn)為，對于復(fù)發(fā)病例可以施行頸內(nèi)內(nèi)鏡輔助下手術(shù)聯(lián)合頸外傳統(tǒng)頸部淋巴結(jié)清掃術(shù)進(jìn)行治療[25]。本組研究病例曾在外院行多次手術(shù)，反復(fù)發(fā)作，瘺管周圍正常組織解剖結(jié)構(gòu)破壞，因此我們在電子胃鏡輔助電凝灼燒封閉內(nèi)瘺口的同時(shí)予頸外徑路腮裂瘺管切除術(shù)，術(shù)后取非軸型組織瓣修補(bǔ)術(shù)區(qū)缺損以恢復(fù)原本組織形態(tài)，術(shù)中出血量少，手術(shù)時(shí)間短，術(shù)后患者一般情況良好，隨訪至今無復(fù)發(fā)。鑒此，對于復(fù)發(fā)患者的術(shù)式選擇，本課題組推薦采用內(nèi)鏡輔助聯(lián)合頸外傳統(tǒng)頸部淋巴結(jié)清掃術(shù)。

綜上所述，鰓裂瘺管分型多樣復(fù)雜，臨床醫(yī)師對鰓裂瘺管認(rèn)識不足會導(dǎo)致誤診、誤治。臨床醫(yī)師應(yīng)基于多種檢查手段明確診斷和瘺管的走向，盡可能降低復(fù)發(fā)率。雖然傳統(tǒng)頸部淋巴結(jié)清掃術(shù)和電子胃鏡輔助下電凝灼燒封閉或瘺管切除術(shù)的有效率無顯著差異，但是電子胃鏡輔助下術(shù)式可顯著縮短手術(shù)時(shí)間，減少術(shù)中出血量，提高手術(shù)的安全性。對于復(fù)發(fā)患者，本課題組推薦兩種術(shù)式的聯(lián)合治療方案，但需要擴(kuò)大病例數(shù)進(jìn)一步研究證實(shí)。