腮腺淋巴上皮囊腫的超聲表現(xiàn)

羅偉東，賈浥蘋，龔健，趙琴，曹均強(qiáng)，楊先

四川大學(xué)華西公共衛(wèi)生學(xué)院/華西第四醫(yī)院超聲醫(yī)學(xué)科，四川 成都 610000；*通信作者 賈浥蘋 24504745@qq.com

淋巴上皮囊腫（lymphoepithelial cyst，LEC）又稱為良性淋巴上皮囊腫，可發(fā)生于唾液腺、口底、食管[1]、甲狀腺、胰腺等部位，發(fā)生于頸部者既往稱為鰓裂囊腫，但組織發(fā)生學(xué)、免疫組化等研究發(fā)現(xiàn)本病應(yīng)稱為LEC[2]。腮腺LEC是一種臨床較少見的良性囊性病變，約占所有涎腺囊腫的6%[3]。目前關(guān)于腮腺LEC的超聲研究較少，而術(shù)前準(zhǔn)確的定性診斷對腮腺囊性病變選擇治療策略意義重大，尤其是手術(shù)方式和范圍的選擇。本研究擬回顧性分析腮腺LEC的超聲表現(xiàn)，探討超聲對本病的診斷效能。

1 資料與方法

1.1 研究對象 收集2013年1月—2019年12月四川大學(xué)華西第四醫(yī)院因發(fā)現(xiàn)腮腺無痛性腫塊經(jīng)手術(shù)病理證實(shí)為腮腺LEC，并行腮腺彩色多普勒超聲檢查的22例患者共24處病灶，其中男8例，女14例；年齡18～67歲，平均（53.5±11.0）歲。4處病灶因常規(guī)超聲檢查難以診斷，行超聲造影進(jìn)一步檢查。所有患者均行腮腺腫塊切除手術(shù)并取得病理結(jié)果。本研究經(jīng)醫(yī)院醫(yī)學(xué)倫理委員會批準(zhǔn)（批準(zhǔn)號：HXSY-EC-2021043），患者均知情同意。

1.2 儀器與方法 采用GE Logiq E9彩色多普勒超聲診斷儀，線陣探頭，頻率5～12 MHz，選擇淺表器官預(yù)設(shè)條件掃查腮腺病灶，彩色增益調(diào)至出現(xiàn)噪聲之前為止。記錄腮腺回聲及病灶部位、數(shù)量、大小、形態(tài)、邊界和內(nèi)部回聲，病灶彩色多普勒血流按Adler法[4]進(jìn)行分級。

常規(guī)超聲難以鑒別診斷的病灶通過超聲造影進(jìn)一步檢查。啟動超聲造影模式，經(jīng)肘正中靜脈快速團(tuán)注2.4 ml聲諾維對比劑混懸液，并同步觀察病灶的增強(qiáng)模式。

2 結(jié)果

2.1 超聲與病理診斷結(jié)果比較 22例中，15例診斷正確，誤診7例，診斷符合率為68.18%（表1）。

表1 22例腮腺LEC的超聲與病理診斷結(jié)果比較（例）

2.2 灰階超聲表現(xiàn) 22例均為單側(cè)發(fā)病，病灶最大徑約12～44 mm，平均（28.9±9.6）mm。所有病灶邊界清楚。病灶內(nèi)部回聲呈粗大顆粒狀高回聲和云霧狀弱回聲混雜而成的飄動“雪花征”14例（63.63%）（圖1），內(nèi)部呈透聲清晰的無回聲6例（27.27%），內(nèi)部可見團(tuán)狀弱回聲2例（9.10%）（圖2）。伴發(fā)腮腺淋巴上皮病變1例（4.55%）。見表2。

圖1 男，41歲，右側(cè)腮腺LEC，病灶內(nèi)部回聲呈“雪花征”（箭）

圖2 男，61歲，右側(cè)腮腺LEC，病灶內(nèi)部可見團(tuán)狀弱回聲（箭）

2.3 彩色多普勒超聲表現(xiàn) 病灶內(nèi)未探及血流信號，病灶包膜的血流多不豐富，病灶包膜多普勒分級：0級12例（54.55%），1級9例（40.91%），2級1例（4.55%）。4例鑒別診斷困難者行超聲造影檢查，其中2例內(nèi)部隔上及包膜上可見對比劑進(jìn)入，2例病灶內(nèi)部可見團(tuán)狀弱回聲者，通過超聲造影顯示弱回聲上無對比劑進(jìn)入，為聚集成團(tuán)的黏稠內(nèi)容物（圖3）。見表2。

圖3 女，41歲，左側(cè)腮腺LEC合并干燥綜合征，占位性病灶超聲造影呈無增強(qiáng)表現(xiàn)

表2 22例腮腺LEC的超聲特征

3 討論

3.1 腮腺LEC的臨床特征 腮腺LEC少見，僅占腮腺占位性病變的3.2%左右[5]，多為單側(cè)發(fā)生，表現(xiàn)為無痛性腫塊，生長緩慢，多無自覺癥狀，合并感染時可出現(xiàn)疼痛或自覺有輕重不同的消長史；其內(nèi)容物大多呈黏稠的膠凍樣液體，且周圍有致密的腺體組織包繞，體格檢查多無波動感，同時腫塊一般不侵犯神經(jīng)，臨床表現(xiàn)無特征性，診斷困難[6]。

腮腺LEC的發(fā)生機(jī)制目前尚未闡明，一般認(rèn)為慢性炎癥使淋巴樣間質(zhì)及局限性上皮增生，有學(xué)者認(rèn)為腮腺LEC的發(fā)生可能與EB病毒和HIV病毒感染有關(guān)[2]，目前研究高度懷疑雙側(cè)腮腺LEC與HIV感染有關(guān)[7]，本研究中所有病例均為單側(cè)發(fā)病，無HIV感染病例，1例單側(cè)多發(fā)者伴發(fā)良性淋巴上皮病。除病毒等感染因素外，腮腺的增齡性改變也是LEC的病因，非HIV相關(guān)性LEC患者發(fā)病年齡相對較大[8]，本組22例腮腺LEC患者以中老年居多，符合腮腺LEC中老年發(fā)病率增加這一趨勢。

3.2 腮腺LEC的超聲表現(xiàn) 根據(jù)本組22例患者的表現(xiàn)，總結(jié)LEC的超聲特征為：①單側(cè)單發(fā)多見，左、右側(cè)發(fā)病無明顯差異，多見于腮腺淺葉。②病灶邊界清楚，有完整的包膜，形態(tài)多規(guī)則，呈類圓形。③囊壁厚薄不一，內(nèi)壁較光滑，內(nèi)部無實(shí)性病變組織，可伴有細(xì)分隔，囊壁血流信號多不豐富，以0～1級居多；本組患者囊壁明顯增厚，血流信號達(dá)到2級者，經(jīng)手術(shù)證實(shí)為合并感染。④LEC內(nèi)可能含有與角蛋白、脫落的上皮細(xì)胞炎癥細(xì)胞交融的黏稠凝膠狀黃白色液體[9]，其囊腫內(nèi)部回聲一般表現(xiàn)為3類：粗大顆粒狀高回聲+云霧狀弱回聲混雜形成的“雪花征”、透聲清晰的囊性回聲、團(tuán)狀弱回聲與囊性回聲混合，本研究中以第一類回聲表現(xiàn)多見，在檢查過程中多可見流動感，出現(xiàn)彩色多普勒閃爍偽像，此種表現(xiàn)可視為腮腺LEC的典型聲像圖特征。既往研究顯示囊內(nèi)呈“雪花征”者大多因內(nèi)部囊腫病程較長或繼發(fā)感染時，囊內(nèi)細(xì)胞分泌物的堆積和膽固醇結(jié)晶分布其中，內(nèi)皮脫落，巨細(xì)胞聚集[10]。⑤伴發(fā)其他腮腺彌漫性病變較少，僅1例伴發(fā)良性淋巴上皮病，故背景腮腺腺體回聲一般均勻，但由于腮腺LEC的占位效應(yīng)，偶可造成周圍腺體導(dǎo)管受壓形成腮腺的阻塞性炎癥改變，而出現(xiàn)局部腺體回聲減弱、不均勻。

本組患者中，7例誤診病例內(nèi)部回聲均不具有飄動的“雪花征”，其中4例誤診為Warthin瘤。當(dāng)Warthin瘤伴大片液化，呈囊實(shí)混合性團(tuán)塊時，與伴黏稠內(nèi)容物的LEC較難區(qū)分，此時可進(jìn)行超聲造影檢查以明確診斷；孫藝華等[11]研究顯示：Warthin瘤均為高增強(qiáng)，邊界清晰，周邊均見增強(qiáng)環(huán)，部分伴有液化者增強(qiáng)后對比劑分布不均勻，內(nèi)可見無增強(qiáng)區(qū)；而腮腺LEC整體呈無增強(qiáng)表現(xiàn)。2例誤診為腮腺導(dǎo)管囊腫，1例誤診為淋巴管瘤，單純的腮腺導(dǎo)管囊腫與囊內(nèi)透聲清晰的LEC較難區(qū)分，LEC多形態(tài)規(guī)則，腮腺導(dǎo)管囊腫在檢查過程中可追蹤到與之相通的導(dǎo)管；誤診為淋巴管瘤的主要原因是LEC內(nèi)可見分隔，且探及血流，當(dāng)兩者鑒別困難時，需通過超聲引導(dǎo)下抽吸囊液進(jìn)行病理分析。

本研究的局限性在于因腮腺LEC相對少見，納入樣本量較少，未能進(jìn)行更全面的統(tǒng)計(jì)學(xué)分析，以獲得更多的數(shù)據(jù)支撐和佐證。

總之，內(nèi)部回聲呈粗大顆粒狀高回聲及云霧狀弱回聲形成飄動的“雪花征”可作為腮腺LEC的典型聲像圖特征，掌握該特征可提高LEC的診斷率。